대한 근전도∙전기진단의학회지 9(1):75~78, 2007.
강직성 척추염에 동반된 급성 상완신경염 1예
고려대학교 의과대학 재활의학교실
백혜진∙윤준식∙김세주∙김재민∙서관식
– Abstract –
Acute Brachial Neuritis Concomitant with Ankylosing Spondylitis
Hye-Jin Baek, M.D., Joon-Shik Yoon, M.D., Sei-Joo Kim, M.D., Jae-Min Kim, M.D., Kwan Shik Seo, M.D.
Department of Rehabilitation Medicine, Korea University College of Medicine
Brachial neuritis is a peripheral neuropathy that starts with sharp pain on shoulder followed by motor weakness and muscle atrophy. The aetiology is unknown. A 22-year-old man with undiagnosed low back pain presented with clinical evidence of brachial neuritis. The patient was diagnosed with brachial neuritis and ankylosing spondylitis by clinical histories, electromyography and x-ray findings. He was taken steroid pulse therapy and his shoulder symptom was improved immediately and improvement persisted for a long time. Considering the effect of steroid, brachial neuritis in this patient may be related with autoimmune reaction.
Key Words: Brachial neuritis, Ankylosing spondylitis
– 75 – Address reprint requests to Joon-Shik Yoon, M.D.
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서 론
상완신경염은 상완신경총을 침범하는 말초신경병증으 로 어깨의 예리한 통증과, 병발된 근력약화 및 근위축 을 증상으로 한다. 원인은 스포츠 손상이나 견관절 탈 구, 방사선손상, 종양 등에 의하며 원인을 알지 못하는 경우도 적지 않다.1 대개는 임상적으로 진단하나 다른 질환의 동반여부 등을 알기 위해 자기공명영상을 실시 하며 근전도 검사로 확진할 수 있다. 근전도 검사에서 는 Erb’s point에서부터의 잠시가 길어져 있고, 진폭 이 감소하며 침 근전도 검사는 탈신경 소견 즉, 다상성 활동전위와 간섭양상의 저하를 나타낸다.2 치료는 물리 치료 및 통증에 대한 약물치료 등 대증치료가 주를 이 룬다. 저자들은 강직성 척추염에 동반된 급성 상완신경 염 환자에서 스테로이드 치료에 극적인 호전을 보였기 에 자가 면역 질환으로서 이를 보고하는 바이다.
증 례
22 세의 남자 환자로 과거력 상 특이소견은 없었다.
내원 7개월 전부터 요통 및 요추의 운동범위 제한이 4 개월간 지속되던 중, 양 어깨의 통증과 뒤이어 근력 약 화가 발생하여 3개월간 지속되었다. 이와 함께 손목관 절의 통증이 발생하였다. 환자는 증상발생 이전 군대에 서 제대하였으나 군복무 당시 특별한 외상은 없었고 내 원 당시에도 외상이나 상기도 감염의 징후 등은 보이지 않았다. 내원 이전 장염이나 상기도 감염은 기억하지 못하였으나 간혹 심하지 않은 복통이 있었다고 진술하 였다. 어깨의 통증은 예리한 양상으로 점차 진행되는 양상이었으며 특히 견관절의 굴곡시 심해졌다. 이에 대 해 환자는 추나 요법 외의 다른 검사나 치료는 실시하 지 않았다.
내원 당시 시진에서 양 어깨 근육의 위축이 심하였고
백혜진∙윤준식∙김세주∙김재민∙서관식
견갑골이 후방으로 돌출되어 있었다.
도수근력검사에서 양측 견관절 굴곡, 외전, 신전은 2 등급(2/5)이었으며 팔꿈치관절, 손목관절, 수지근육은 3등급(3/5)으로 근력이 저하되었다. 팔다리의 감각이상 이나 방사통은 없었다. 어깨의 관절가동범위는 능동 및 수동적으로 측정하였으며, 굴곡이 90。정도까지 가능한 정도로 제한을 보였다. Spurling test는 음성이었으며 Shober test는 10 cm으로 감소하였다.
신경전도 검사: 정중신경, 척골신경의 복합운동 활동 전위의 잠시와 진폭, 모양은 정상이었다. 정중신경, 척 골신경, 요골신경, 전완 내측 피부신경, 전완 외측 피 부신경의 감각신경 활동전위는 정상이었다.
침 근전도 검사: 삼각근, 극하근에서 비정상 자발전위 와 다상성 운동단위 활동전위가 나타났다. 상완이두근 과 극상근에서 비정상 자발전위 및 정상 운동단위 활동 전위가 나타났다. 원회내근, 큰마름근, 척측수근굴근, 총지신근, 첫 번째 등쪽 뼈사이근, 상완삼두근에서 정 상 자발전위 및 운동단위 활동전위가 나타났으며, 경추 6/7번, 경추7/흉추1번의 척추 주위근에서 비정상 자발 전위는 보이지 않았다(Table 1).
이상의 전기진단에서 경수 5,6 신경근을 침범한 급성 양측 상완신경염 진단하였다. 이와 함께 환자가 호소한 요통과 손목관절의 통증에 대해 혈청검사, 방사선학적 검사를 시행하였다.
방사선 검사: 상완 신경총 및 경추 자기공명영상검사 는 정상적인 목굽이의 직선화 외에는 정상으로, 조영 증강되는 병소는 보이지 않았다. 요추 방사선검사에서 천추 1번의 요추화와 함께 양쪽 천장골의 관절주위의 경화증, 뼈의 미란, 관절강의 가성확장 등 천장골염을 시사하였다(Fig. 1). 우측 손목관절 방사선 검사는 관 절주위 골 감소가 있었다. 삼상 골주사 검사에서 우측
– 76 – Fig. 1. Lumbar spine x-ray: Transitional vertebra and partial
lumbarization of S1. Prominent periarticular sclerosis, bone erosion with joint space pseudo widening are seen in bilateral sacroiliac joints, suggesting anklylosing spondylitis.
Table 1. Electromyography of Left Arm and Paracervical Muscles at Admission
Side Muscle Spontaneous activity Insertional act. MUAP1 Recruitment pattern
Lt Deltoid +~ ++ Normal Polyphasic Reduced
Infraspinatus +~ ++ Normal Polyphasic Reduced
Biceps brachii - Increased Normal Full
Supraspinatus - Increased Normal Full
Rhomboid major - Normal Normal Full
Pronator teres - Normal Normal Full
FCU2 - Normal Normal Full
EDC3 - Normal Normal Full
FDI4 - Normal Normal Full
TBMH5 - Normal Normal Full
C6/7, C7/T1 PVM6 -
1. MUAP: Motor unit action potential, 2. FCU: Flexor carpi ulnaris m, 3. EDC: Extensor digitorum communis m, 4. FDI: First dorsal interosseous m, 5. TBMH: Triceps brachii medial head m, 6. PVM: paravertebral muscles
손목관절의 흡수가 증가되었다(Fig. 2).
혈액 검사: HLA B-27 검사가 양성이었으며 류마티 스 인자와 형광항핵항체검사(Fluorescent Anti- Nuclear Antibody, FANA) 및 항중성구 세포질항체 (Anti-Neutrophil Cytoplasmic Antibody, ANCA)는 음성이었다. 매독 혈청검사 및 간염과 후천 성면역결핍증에 대한 항체검사도 음성이었다. C-반응성 단백질은 31.6 mg/L으로 증가되었다.
위내시경 검사: 간혹 심하지 않은 복통을 호소하여 시 행한 위 내시경검사상 표재성 출혈성 위염을 확인하였다.
환자는 방사선학적 검사 상 양측 천장골염과 함께 요 통의 병력, Shober test상 요추의 가동범위 감소 등을 보여 modified New York criteria에 합당한 소견을 보여 강직성 척추염으로 진단하였다. 또한 근전도 및 방사선학적 검사 상 특발성 양측 상완신경총병증 및 교 감신경 이영양증으로 진단하였으며, 경구 스테로이드 60 mg을 7일간 투여 후 감량하는 부하 치료를 시작하 였다, 환자는 부하치료 초기부터 견관절, 손목관절의 통증과 운동 범위가 호전되었으며 이와 함께 견관절의 재활치료를 실시하였다. 재활치료는 열치료와 함께 관 절가동범위 운동치료를 하루 1시간 가량 2회씩 실시하 였으며 1주일에 11회 가량 시행하였다. 부하치료와 재 활치료 이후 통증은 시각 상사척도(VAS, visual analogue scale) 8에서 5 이하로 감소하였으며 양쪽 견관절의 관절가동범위도 120。 이상으로 증가하였다.
환자는 스테로이드 부하치료에 의한 특별한 부작용 없 이 증상이 호전되는 가운데 퇴원을 결정하였다. 퇴원시 부터 부하치료의 감량을 시작하였으며 감량 후에도 증 상의 호전은 유지되었다. 이후 정기적인 외래 추적관찰
을 통해, 스테로이드 5 mg을 3개월간 유지하였고, 강 직성 척추염에 대해서 류마티스 내과와 협진하여 설파 살라진 2 g을 매일 2회 분복 투여하였으며 메토트렉세 이트 15 mg을 1주에 하루, 2회 분복 투여하였다. 4개 월 후 상지의 근력은 모두 4등급 이상으로 호전하였다.
요통도 완화되었으며 Shober test 또한 14 cm으로 증 가하였다. 4개월의 추적관찰 후 다시 시행한 신경전도 검사는 양측 정중신경, 요골신경, 척골신경의 감각 및 운동 신경검사 척도가 정상이었고, 침 근전도 검사도 상완이두근, 극하근에서 정상 자발전위와 정상 운동단 위 활동전위를 관찰하였으며 점증양상도 정상화되었다.
고 찰
상완신경염은 상완신경총병증 중 외상이나 암, 감염 등의 원인을 밝힐 수 없는 신경염으로, Parsonage- Turner 증후군으로 불리기도 한다. 어깨의 예리한 통 증을 선행한 후 근력 약화를 보이는 말초신경병증으로 대부분 감각저하는 없는 경우가 많다. 신경의 탈수초화 보다는 축삭 손상에 의한 경우가 많은 것으로 보고되었 다. 이러한 특발성 상완신경염은 자가면역 질환일 것으 로 추정되는데 이유는 대부분의 예에서 면역학적인 유 발인자 즉 수술, 바이러스성 질환, 예방접종, 분만 등 을 선행하기 때문이다. 다수의 논문에서 진행성이거나 재발성의 상완신경염이 여러 선행인자에 의한 이차적인 감염이나 허혈에 의한 자가면역 질환이라는 가설이 제 시되었다. 특히 근전도검사에서의 전도차단이나 국소염 증, 정맥 내 글로불린 주사에 대한 반응 등이 이에 대
강직성 척추염에 동반된 급성 상완신경염 1예
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Fig. 2. Bone scan: asymmetric increased uptake in the bilateral shoulder and right wrist.
백혜진∙윤준식∙김세주∙김재민∙서관식
한 뒷받침이 되었다. 이러한 이유로 상완신경총병증과 함께 뇌신경을 포함한 다른 신경을 동시에 침범하는 예 또한 보고되었다.3 그러나 현재까지도 정확한 병인은 밝 혀져있지 않으며 예후는 대부분 좋은 편이나 심한 경우 회복에 수년이 걸리기도 한다.
강직성 척추염은 골반골과 척추체의 관절과 섬유부착 부를 침범하는 염증성질환으로 역시 자가면역 질환의 일종이다. 치료로는 관절가동범위의 보존을 위한 물리 치료 및 운동치료와 통증경감을 위한 약물치료를 주로 하나, 예방과 완치를 위한 방법은 현재까지는 없는 실 정이다.4
이전까지 전신성 경화증이나 전신성 홍반성 낭창 등 을 동반한 상완신경총병증은 몇 례에서 보고된 일이 있 으나 강직성 척추염을 동반한 예는 없었다.5,6 이러한 질 환에서 상완신경총병증이 발생하는 이유로, 면역체계이 상에 따른 혈관염의 가능성이 제시되었다.
자가면역 질환은 비자기가 아닌 자기에 대한 항체 생 성을 특징으로 하는 질병이다. 이에 대한 기전으로 항 원유사성 즉 항체가 반응하는 인자형이 자기 단백질의 그것과 비슷한 인자형을 가진 바이러스의 감염 이후, 감작된 항체가 자기를 공격하는 기전이 제시되고 있다.
따라서 자가면역 질환은 바이러스성 질환이나 예방접 종, 분만 등을 선행하며 대부분 면역억제요법을 그 치 료로 한다는 공통점을 가지고 있다.
본 증례에서 환자는 비슷한 시기에 발생한 견관절, 팔꿈치관절, 요추의 통증을 호소하였으며 각각 상완신 경총병증, 교감신경이영양증, 강직성척추염으로 진단하 였다. 이중 교감신경 이영양증은, 상완신경총병증에 이 차적으로 병발했을 것으로 생각하였으나, 상완신경총 병증과 강직성척추염은 이를 일으킬 수 있는 여타 검사 가 음성이었고 특별한 원인을 찾을 수 없었다. 환자의 문진에서는 이미 3개월의 시간이 지나 장염이나 상기도 감염 등 선행 원인을 기억할 수 없었으나 간혹 심하지 않은 복통의 기왕력을 확인하였다. 따라서 저자들은 환 자의 상완신경총병증이 자가 면역 질환에 의한 상완신 경염이라고 추정하였다. 저자들은 다른 감염성 질환이 나 신생물에 대한 검사가 음성임을 확인한 후 스테로이 드 부하검사와 재활치료를 시작하였고 이후 관절 가동 범위와 통증이 호전되었다. 특히 스테로이드 부하검사
에 대한 반응이 현저하여 치료 둘째 날 이후부터 통증 이 급격히 감소하는 것을 확인하였다. 반면에 스테로이 드 치료 이전에 시행한 물리치료에서는 특이할 만한 진 전은 보이지 않았다. 외래에서의 추적관찰에서도 저용 량의 스테로이드와 면역억제제를 유지하였으며 어깨와 허리의 통증과 어깨의 관절가동범위가 꾸준히 호전되는 것을 볼 수 있었다. 또한 근전도 및 Shober test 등으 로도 환자의 회복을 객관적으로 확인하였으며 스테로이 드를 중단한 후에도 호전은 유지되었다. 결과적으로 저 자들은 스테로이드 부하치료로 성공적인 결과를 얻은 것으로 보아 강직성척추염이 동반된 상완신경염은 자가 면역 질환과 관련이 있을 것으로 추정하였다.
앞서 언급했듯 상완신경염과 강직성 척추염이 동반된 증례는 현재까지 밝혀진 바가 없다.
본 증례는 상완신경염이 자가면역과 관련이 있는 질 환임을 뒷받침하는 근거로서 특히 강직성 척추염이 동 반한 데에서 의의를 들 수 있겠다.
참고문헌
01. 박은숙, 조민제, 박동식, 신정순: 상완신경총 손상의 임상 적 고찰. 대한재활의학회지1988: 12: 52-57.
02. Dumitru D, Zwarts MJ: Brachial plexopathies and proxi- mal mononeuropathy In: Dumitru D, Amato AA, Zwarts MJ editors, Electrodiagnostic medicine, 2nd ed, Philadel- phia: Hanley & Belfus Inc, 2002, pp777-836.
03. Hyde GP, Postma GN, Caress JB: Laryngeal paresis as a presenting feature of idiopathic brachial plexopathy. Oto- laryngeal Head Neck Surg 2001: 124: 575-576.
04. Haslock I: Ankylosing spondylitis. Baillieres Clinical Rheumatology 1993: 7: 99-105.
05. Allanore Y, Zuber M, Kahan A: Brachial plexopathy asso- ciated with systemic sclerosis. Clinical Rheumatology 2002: 21: 401-402.
06. Bloch SL, Jarrett MP, Swerdlow M, Grayzel AI: Brachial plexus neuropathy as the initial presentation of systemic lupus erythematosus. Neurology 1979: 29: 1633-1634.
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