대한외과학회지：제 70 권 제 1 호
□ 증 례 □
Vol. 70, No. 1, January, 2006
70 서 론
모균증은 조균목(Mucorales)에 의한 감염으로 원인균으로 는 라이조푸스진균(Rhisopus)이 가장 흔하고 그 외 Mucor,
Rhizomucor, Absidia 등이 있다.(1,2) 어느 연령에서나 발생 할 수 있으며 아프리카, 동남 아시아, 남아메리카 등이 호발 지역이다. 조균목은 토양과 부패한 음식물에 산재되어 있 는 곰팡이균으로 정상인은 질병에 대한 저항력이 있어 모 균증이 드물지만 당뇨병케톤산증, 부신피질호르몬 장기 사 용자, 백혈구감소증 등 면역력 저하 환자에서 호발한다.(3,4) 부비강과 대뇌 감염이 가장 흔하고 그 외 폐, 피부, 위장관, 전신성 감염도 발생할 수 있다. 예후가 극히 불량하여 50%
의 사망률을 보이며, 폐, 위장관 감염은 진단이 늦어 더 높 은 사망률을 보인다.(5)
저자들은 당뇨병케톤산증과 만성 췌장염이 동반된 환자 에서 위모균증으로 인한 위천공 1예를 경험하였기에 이에 관한 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
증 례
42세 남자가 4일 전부터 시작된 복부 전반의 통증을 주소 로 응급실에 내원하였다. 과거력에서 당뇨와 만성 췌장염 진단받고 추적이 안 되었던 환자로 사회력에서 내원 한달 전부터 하루에 소주 3병 가량의 음주력이 있었다. 내원 당 시 활력 증상은 혈압 160/100 mmHg, 맥박 98회/분, 호흡 22 회/분, 체온 36.2oC였다. 이학적 검사에서 정신 상태는 명료 하였으나, 복부는 팽창되어 있었고 복부 전반에 압통 및 반 발통이 있었으며 촉지되는 종괴는 없었고 장음은 감소되어 있었다. 내원 시 말초 혈액 검사에서 백혈구 3,950/mm3, 호 산구 73.6%, 헤모글로빈 10.9 mg/dl, 혈소판 157,000/mm3이 었고, 혈당 816 mg/dl, 산도(pH) 7.231, pCO2 21.4 mmHg, HCO3-
8.8 mmol/L, Anion Gap 32.5로 당뇨병케톤산증 소견을 보였다. 소변검사에서 혈액 +++, 단백 ++, 당 ++++, 백혈구 0-1 소견을 보였고, 수술 중 얻은 검체배양에서 자라 는 세균은 없었으며, Anti-HIV는 음성이었다. 복부 전산화 단층촬영에서 위벽과 복강 내에 기포가 관찰되었고 췌장의 두부와 체부에 다수의 석회화 소견이 있었다(Fig. 1). 위천 공에 의한 급성 복막염으로 의심되어 응급수술을 시행하였 다. 복부 정중 절개 후 관찰한 결과 위에 전반적인 괴사 소 견이 있었으며 위후벽이 좌위동맥과 췌장의 미부와 심하게 유착되어 한덩어리가 되어 있었고 췌장 미부도 괴사된 소
당뇨병케톤산증과 만성 췌장염이 동반된 환자에서 위모균증에 의한 위천공
가톨릭대학교 의과대학 성빈센트병원 외과, 1임상병리과, 2진단방사선과
김일곤․전경화․원용성․조현민․정지한1․김현진2․진형민․박우배
Gastric Perforation due to Mucormycosis in a Patient with Diabetic Ketoacidosis and Chronic Pancreatitis
Il Gon Kim, M.D., Kyong Hwa Jun, M.D., Yong Sung Won, M.D., Hyeon Min Cho, M.D., Ji Han Jung, M.D.1, Hyun Jin Kim, M.D.2, Hyung Min Chin, M.D. and Woo Bae Park, M.D.
Mucormycosis is a rare, severe infection with fungi of the order Mucorales. It is usually found in immunocompromised patients with diabetic ketoacidosis, glucocorticosteroid use, neutropenia in the setting of malignancy, and burns. Rhino- cerebral disease is the most common form of mucormycosis.
Other major symptoms are pulmonary, cutaneous, gastroin- testinal, and systemic dissemination. Successful treatment requires removal of the underlying risk factor, antifungal ther- apy with amphotericin B, and aggressive surgery. We pre- sent a case of gastric perforation due to mucormycosis with diabetic ketoacidosis and chronic pancreatitis, with a review of the literature. (J Korean Surg Soc 2006;70:70-72) Key Words: Gastric mucormycosis, Diabetic ketoacidosis,
Chronic pancreatitis
중심 단어: 위모균증, 당뇨병케톤산증, 만성 췌장염 ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ Departments of Surgery, 1Clinical Pathology, 2Radiology, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Suwon, Korea
책임저자：진형민, 경기도 수원시 팔달구 지동 93번지 ꂕ 442-723, 가톨릭대학교 성빈센트병원 외과 Tel: 031-249-7114, Fax: 031-247-5347 E-mail: hchin@catholic.ac.kr
접수일：2005년 6월 2일, 게재승인일：2005년 8월 5일
김일곤 외：당뇨병케톤산증과 만성 췌장염이 동반된 환자에서 위모균증에 의한 위천공 71 ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ 견을 보여 위전절제술과 비장 및 췌장 미부 절제술을 시행
하였다. 병리조직학적 소견상 위벽 전층과 좌위동맥에서 조균목의 진균사가 관찰되어 위모균증으로 진단하였다 (Fig. 2A, B). 진균 검출을 위한 PAS 염색도 양성이었다. 환 자는 수술 후 8일째부터 amphotericin B를 1 mg 시험용량 투 여 후 12시간 간격으로 10∼15 mg씩 증량하여 하루에 0.7∼
1.0 mg/kg을 정맥주사하였다. 수술 후 5일째 식사를 시작하 였고, 수술 후 9일째 복통이나 발열 없이 복부 팽만이 있었 으며, 수술 후 11일째 복부 배액관으로 장내용물이 관찰되 고 복부 전반에 압통 및 반발통이 있었다. 복부 전산화단층 촬영 결과 수술 부위에 다량의 지저분한 복수 소견이 있었 고(Fig. 3), 문합부 파열에 의한 복강 내 농양으로 의심되어
재개복하였다. 십이지장 단단부, 식도공장 문합부, 공장공 장 문합부 등 모든 절제 부위의 파열과 횡행 결장의 천공이 관찰되어 모든 파열 부위는 절제하고 재문합하였으며 관을 이용한 십이지장루, 공장루를 조성하였다. 재절제된 조직 모두에서 조균목의 진균사가 관찰되었고 환자는 첫수술 후 23일째 다발성 장기부전으로 사망하였다.
고 찰
모균(Zygomycetes)은 토양과 부패한 채소, 빵 등의 음식 물에 존재하는 균으로 병원성이 약하여 정상인에게는 문제 를 일으키지 않으나 면역력이 저하된 환자에서는 치명적인
Fig. 2. Histological section of the stomach showed some fungal hyphae invading whole layers of gastric walls (A)(H&E stain, ×400) and arteries (B)(H&E stain, ×200).
Fig. 1. Abdominal computed tomographic scan showed dirty air bubbles at the gastric wall, small amount of pneumo- peritoneum, and multiple calcified lesions in the head and body of the pancreas.
Fig. 3. Abdominal computed tomographic scan on postoperative 11th day showed irregular shaped, air containing fluid collection at the gastrectomy site.
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ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ 감염을 일으킬 수 있다.(3) 모균에 의한 감염은 Rhizopus,
Mucor, Rhizomucor, Absidia 속(genus)에서 발생하며 Rhizo- pus가 가장 흔한 원인균이다.(1,2)
1973년 Meyer와 Armstrong은 모균증을 임상 증상에 따라 비뇌성형, 폐형, 위장관형, 파급형, 피부 및 그 외형으로 분 류하였다.(6) 비뇌성형 모균증은 당뇨병케톤산증 환자에서 호발하고, 폐형은 혈액종양 환자에서 호발한다. 피부형은 주로 화상환자에서 붕대를 통해 접종되거나 정상인에서 수 상으로 인해 오염된 토양으로부터 접종될 수 있다.(7) 파급 형은 혈액종양, 당뇨, 루푸스 질환이 있는 고령의 환자나 desferrioxamine 치료를 받는 혈액 투석 환자와 장기이식을 받고 면역억제된 환자에서 발생한다.(7) 위장관형은 여러 가지 질환으로 심한 영양 실조 환자에서 발생한다.
위장관형은 전체 모균증의 7%를 차지하며 67%에서 위에 서 발생한다.(8) 그 외 대장(21%), 소장(4%), 식도(2%) 순으 로 발생한다.(9) 위장관형은 심한 영양 실조가 있는 환자에 서 부패한 채소나 빵 등에서 관찰되는 포자를 섭취함으로 써 발병하며,(3) 증상으로는 상복부 불편감, 복부경련, 설사, 토혈, 혈변 등이 있다.(10) 위모균증에서 궤양의 육안 소견 은 특징적으로 주위와 명확히 구분되는 검은색 궤양이며, 인접하고 있는 혈관의 괴사와 혈전을 동반하여 괴사에 의 한 장천공으로 이차적인 복막염을 일으킬 수 있다.(11) 조직학적으로 모균은 직각으로 가지를 내며 격벽이 없는 넓은 균사를 보이고 침윤형(invasive variant)과 집락형(coloniz- ing variant)으로 나뉜다. 침윤형은 혈관벽을 침윤하여 혈전, 출혈, 괴사와 조직의 궤양을 형성하고 거의 사망한다. 집락 형은 진균이 양성 궤양 질환에 군집을 형성한 경우로 좀더 양호한 경과를 보인다. 최근에 조직에 침윤하였으나 혈관 은 침윤하지 않은 유형이 보고되었으나 예후가 치명적이라 서 침윤형과 감별이 되지 않는다.(2) 본 증례는 조직 검사상 균사가 좌위동맥과 위조직 모두에서 관찰되었던 침윤형으 로 생각하며 이들 증례 보고와 유사한 예후를 보였다.
모균증을 호발하는 위험인자로는 요독증, 대사성 산증, 면역억제제, 감염 등이 있다. 요독증은 백혈구의 작용을 저 해하여 세포성 면역과 대식세포 기능을 방해하며 이로 인 해 정상 혈청에서 진균을 억제하는 대식세포의 기능이 억 제되어 진균의 증식이 일어난다.(1) 본 증례에서 보였던 대 사성 산혈증은 생체내 철 이용을 증가시키고 이것은 모균 의 성장을 촉진시킨다. 면역억제제와 스테로이드도 진균 성장을 촉진시키고 감염은 모균의 기회감염을 유발한다.
모균증의 치료제는 amphotericin B이며, 후천성 면역 결핍 증 환자에서 ketoconazole의 치료 효과를 보고한 증례가 있 지만 azole계의 효과는 유효하지 않다.(12) amphotericin B의 투여는 몇 시간 동안 1 mg의 시험 용량을 투여하여 문제가 없으면, 12시간마다 10∼15 mg씩 증량하여 하루에 0.7∼1.0 mg/kg까지 증량한다. 투여기간 및 적절한 총 투여량에 대한 확실한 기준은 없으나 보통 2∼3개월 정도 투여하여 총 투
여량이 2.0∼4.0 g이 효과적이었다는 보고가 있다.(13,14) 심 하게 면역력이 저하되어 수술이 불가능한 경우가 아니라면 내과 치료와 함께 괴사된 조직을 제거하는 수술이 동반되 어야 한다. 위장관형 모균증은 증상이 모호하고 동반질환 으로 진단이 어려워 98%의 높은 사망률을 보인다.(1) 본 증 례는 좌위동맥의 괴사와 혈전에 동반된 위의 전반적인 괴 사와 천공에 의한 범발성 복막염이 발생하였던 경우로 모 든 수술조작에 무리가 없었음에도 불구하고 모든 문합부위 의 파열되어 수술 후 23일만에 사망하였는데 조기 진단 및 즉각적인 치료가 매우 중요함을 알 수 있었고, 면역력이 저 하된 환자에서 진균 등에 의한 기회 감염 가능성에 대한 관심이 필요하리라 생각된다.
REFERENCES
1) Winkler S, Susami S, Willinger B, Apsner R, Rosenkrantz AK, Potzi R, et al. Gastric mucormycosis due to rhizopus oryzae in a renal tranplnat recipient. J Clin Microbil 1996;34:2585-7.
2) Lawson HH, Schmaman A. Gastric phycomycosis. Br J Surg 1974;61:743-6.
3) Mooney JE, Wanger A. Mucormycosis of the gastrointestinal tract in children: report of a case and review of the literature.
Pediatr Infect Dis J 1993;12:872-3.
4) Lehrer RI, Howard DH, Sypherd PS, Edward JE, Segal GP, Winston DJ. Mucor mycosis. Ann Intern Med 1980;93:93-108.
5) Lee FY, Mossad SB, Adal KA. Pulmonary mucormycosis: the last 30 years. Arch Intern Med 1999;28:1301-9.
6) Meyer RD, Armstrong D. Mucormycosis-changing status. Crit Rev Clin Lab Sci 1973;4:421-3.
7) Koneman EW, Allen SD, Janda WM, Schreckenberger PC, Winn WC Jr. Color Atlas and Textbook of Diagnositic Micro- biology. Philadelphia: J.B. Lippincott; 1992.
8) Ismail MHA, Hodkinson HJ, Setzen G, Solianos C, Hale MJ.
Gastric mucormycosis. Trop Gastroenterol 1990;11:103-5.
9) Singh N, Gayowski T, Singh J, Yu VL. Invasive gastroin- testinal zygomycosis in a liver transplant recipient: case report and review of zygomycosis in solid organ transplant recipients.
Clin Infect Dis 1995;20:617-21.
10) Martinez EJ, Cancio MR, Sinnott JT, Vincent AL, Brantley SG. Nonfatal gastric mucormycosis in a renal transplant reci- pient. South Med J 1997;90:341-5.
11) Parra R, Arnau E, Julia A, Lopes A, Nadal A, Allende E.
Survival after intestinal mucormycosis in acute myelogenous leukemia. Cancer 1986;58:2717-9.
12) Brullett E, Andreu X, Elias J, Roig J, Cervantes M. Gastric mucormycosis in a patient with acquired immunodeficiency syndrome. Gastrointest Endosc 1993;39:106-7.
13) Battock DJ, Grausz H, Borowsky M, Littman ML. Alternate day amphotericin B therapy in the treatment of rhinocerebral phycomycosis. Ann Intern Med 1968;68:122-5.
14) Pillsbury HC, Fischer. Rhinocerebral mucormycosis. Arch Otolaryngol 1977;103:600-3.
