거골하 관절에서 발생한 통풍성 관절염을 동반한 골연골종(1예 보고)

J Korean Foot Ankle Soc. Vol. 16. No. 4. pp.280-285, 2012

거골하 관절에서 발생한 통풍성 관절염을 동반한 골연골종(1예 보고)

인제대학교 의과대학 부산백병원 정형외과 곽희철∙김전교

A Osteochondroma of Calcaneus with Gouty Arthritis of the Subtalar Joint (A Case Report)

H

Heeuuii CChhuull GGwwaakk,, MM..DD..,, JJeeoonn GGyyoo KKiimm,, MM..DD..

Department of Orthopedic Surgery, Busan Paik Hospital, College of Medicine, Inje University, Busan, Korea

=Abstract=

Osteochondroma, which is an osteocartilaginous exostosis, is essentially the most common primary bone tumor. These benign neoplasms are generally asymptomatic and have a relatively small potential for adverse effects. Calcaneal osteochondroma is rare, furthermore osteochondroma accompanying with gouty arthritis is very rare. Also, the subtalar joint is not a classic site of acute gout. In this report, we report the case of a patient who experienced an unusual calcaneal osteochondroma with undiagnosed gouty arthritis of the subtalar joint.

Key Words: Calcaneal osteochondroma, Gout, Subtalar joint

서 론

인체에서 발생하는 가장 흔한 양성 골종양은 골연골 종이다. 골연골종은 일반적으로 통증이 없고 양성 골종 양 중 약 45%정도를 차지한다.¹⁾골연골종은 장골의 골 단 근처에서 주로 발생하며, 약 10% 경우만이 수부와 족부의 작은 뼈 등에서 발생한다.^1-3)특히 거골하관절에 서 골연골종이 보고된 경우는 극히 드물다.²⁾

급성 통풍성 관절염은 몸의 어느 관절에서나 나타날

수 있으며, 첫번째 중족지 관절이 일반적으로 잘 발생 하는 위치로 알려져 있다.⁴⁾족부의 다른 관절들도 첫번 째 중족지 관절 만큼 흔하게 진단되지는 않으나 급성 통풍성 관절염이 발생할 수도 있으나, 거골하 관절에서 일어나는 경우는 매우 드물게 보고되고 있다.⁵⁾본 증례 보고에서는 족부의 생역학적 균형에 중요한 역할을 하 는 거골하 관절에서 이와 같이 흔하게 발생하지 않는 골연골종과 통풍성 관절염이 병발한 극히 드문 경우 1 예를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하고자 한다.

증례보고

급성으로 발생한 좌측 거골하 관절의 통증을 동반한 종괴를 주소로 52세 남자가 내원하였다. 어린 시절부터 확인된 종괴 부위였으나, 이전까지는 통증을 호소하지 않았다. 과거력에 특이소견은 없었다. 지난 3주간 통증

Received: October 2, 2012 Revised: October 30, 2012 Accepted: November 13, 2012

�Corresponding Author: Heui Chul Gwak, M.D.

Department of Orthopedic Surgery, Busan Paik Hospital, College of Medicine, Inje University, 633-165 Gaegeum-dong, Busanjin-gu, Busan 614-735, Korea

Tel: +82-51-890-6129 Fax: +82-51-892-6619 E-mail: [email protected]

으로 인해 활동이 상당히 제한되었으며, 통증으로 인해 좌측 족부로 보행이나 체중 부하를 할 수 없었다.

이학적 검사에서 좌측 족근동의 측면에 단단하고 둥 근 종괴가 확인되었다(Fig. 1). 종괴 위로 모세 혈관 확 장이나 피부의 유착 등은 관찰되지 않았다. 거골하 관절 의 작은 움직임만으로도 극심한 통증이 유발되었으며, 종괴 주위로 압통이 촉지되었다. 신경학적으로 이상 소 견은 관찰되지 않았다. 그 외 특이한 소견은 없었다.

방사선 사진에서 크고 경계가 분명하며 경화된 경계 를 보이는 골종양이 좌측 족근동의 근처에서 확인되었 다. 골종양은 골 파괴나 악성의 양상이 보이지 않는 잘

골화된 양상이었다(Fig. 2).

2 mm 두께로 컴퓨터 단층 촬영하여 얻은 관상면 영 상에서 잘 구분되는 골종양 병변이 확인되었다. 족근동 의 후외측에서 기시한 것으로 보이는 2 cm 가량의 골 밀도를 가지는 분엽상의 불규칙한 경계의 커다란 종괴 가 관찰되었다(Fig. 3).

병변에 대해 수술을 시행하였다. 좌측 거골하 관절의 측면으로 약 10 cm정도의 곡선 절개를 시행하였다. 절 개를 가하며 확인되는 비골신경과 비복신경을 당겨 보 호하였다. 족근동의 외측으로 골연골의 표면을 가지는 커다란 종괴가 확인되었다(Fig. 4).

울퉁불퉁한 양상의 표면을 보이며 단단하게 촉지되는 골종괴는 족근동의 외측후방에서 기시하는 양상을 보 이고 있었다. 분필 같은 물질들이 종괴 주위에 침착되어 있었다. 3×2.1 cm 크기의 종괴가 완전히 제거되었다 (Fig. 5). 종양은 초자 연골 모(hyaline cartilaginous cap)를 가지는 무경성(sessile) 형태였다. 종양 주위로 확인되었던 분필 같은 물질은 단비골 건에도 침착되었 으며 그 일부는 절제하였다(Fig. 6). 종양을 제거한 후 거골하 관절은 정상적인 관절 운동이 확인되었다. 세척 을 시행하였으며, 분필 같은 물질은 모두 제거되었고 피 부 봉합을 시행하였다. 병변 부위에 대해 단하지 부목을 시행하였다. 술 후, 혈청 요산 수치와 24시간 소변 요산 분비는 5.6 mg/dL(정상치, 2.6~7.2 mg/dL), 23.5 mg/day(정상치, 800 mg/day 이하)였다. 수술 후 알로 퓨리놀 100 mg 을 하루 두 번 투여하였다. 수술 후 3일 째 통증 등의 증상이 호전되었다. 6주 동안 체중 부하를 Figure 1.Clinical image of the foot with a enlarging mass

located about the most lateral portion of the subtalar joint.

The lesion had a texture that seemed smooth, firm, and fixed to palpation without evidence of calor or discoloration.

Figure 2. A preoperative radiograph of the foot shows a sclerotic, bony lesion on the lateral asepct of the sinus tarsi. (A) AP view (B) Lateral view

A B

하지 않았다. 술 후 1주일 후 단하지 석고 고정을 시행 하였으며, 수술 6주 후 제거하여 관절운동을 시작하였 다. 수술 6개월 후 환자는 호소하는 증상이 없었으며, 수술 결과에 완전히 만족한 상태였다. 이후 추시 관찰

결과 거골하 관절 주위의 이소성 골화나 관절염과 같은 술 후 합병증은 관찰되지 않았다.

절제한 골종양, 건 및 주위 침착한 분필 같은 물질에 대 해 시행한 병리 조직 검사 결과 통풍 결절을 동반한 골연 골종으로 확인되었다. 용해된 요산결정의 응집체가 관절 연골과 건에 반응성 섬유아세포 및 단핵세포 등의 염증 성 세포로 둘러싸여 있는 소견이 확인되었다(Fig. 7, 8).

고 찰

골연골종은 주로 장골에서 골단 근처 골간단으로부 터 기시하며, 그 외 연골이 있는 어떠한 뼈에서도 발생 할 수 있는 흔한 양성 골종양이다.³⁾방사선 소견 및 육 안적 소견 모두에서 크게 두 가지 형태로 나뉘게 되는 데, 줄기와 같은 모양의 유경성(pedunculated) 형태와 넓은 기저부의 무경성(sessile) 형태이며, 그 중 유경 성 형태가 더 흔한 것으로 알려져 있다.^6,8)

사춘기와 젊은 성인에서 주로 발생하게 된다. 20대 때 가장 많이 발생하며 남녀 발생 비율은 약 2:1 정도 라고 하나,⁷⁾그 외 남녀 성에 따른 발생의 차이는 없다 고 보고되기도 한다.^1,3,8)유년기에서 사춘기로 성장하는 동안 정상적인 골격이 자라는 것과 같은 속도로 자라며 골성장이 멈출 때 골종양의 성장 역시 중단된다.⁹⁾ Figure 3. A preoperative axial CT scan of the foot shows the

bone density lesion (arrow) raising from posterlateral of the calcaneus (27×25 mm in size, cartilage cap (arrowhead) thickness: 7 mm).

Figure 4. Intraoperative view of large, eccentrically located bony neoplasm resting on posterolateral aspect of the sinus tarsi. Some chalk-like materials were deposited

around mass. Figure 5. Excised bony mass with cartilagenous cap.

464예의 골연골종에 대해 보고한 Dahlin¹⁾은 대퇴골 의 하부, 경골의 근위부, 상완골의 근위부에서 전체 중 50%이상 발생한다고 하였으며, Spjut³⁾등도 골연골종 40예 중 38예에서 사지의 장골에서 발생한다는 비슷한 결과를 보고하였다. 그러나 족부에서 골연골종의 발생 은 흔하지 않은 것으로 알려져 있으며, 그 중 본 증례 보고와 같이 종골에서는 더욱 잘 발생하지 않는 것으로 알려져 있다.²⁾

골연골종은 대체로 증상이 없으며, 우연히 방사선 사 진 등으로 발견된다.¹⁰⁾골격의 성숙에 있어, 골연골종은 동반된 증상이 흔하지 않으나, 주위 근육을 자극시키거 나, 주위 신경을 압박할 수 있으며, 점액낭 형성, 슬와 가성동맥류, 또는 슬와 정맥혈전 등을 유발하기도 한다.

그러므로 증상이 없는 골연골종에 대한 수술적 치료가 대체로 요하지는 않으나, 동통이 지속되거나 혹은 악성 이 의심될 때 일괄적 절제술을 시행하게 된다.⁸⁾본 환자

에 있어서 수술의 적응증은 악성 양상이 의심된 경우가 아닌 조절되지 않은 극심한 동통이었다. 조직 병리학적 으로 골연골종은 보통 연골 모(cartilaginous cap)를 동 반하게 된다. 이 연골 모가 더 이상 나타나지 않을 시 골 연골종 역시 성장이 멈추게 된다.^1,2)연골 모가 존재하는 골연골종의 연골세포는 정상적인 골단의 연골세포와 유 사한 모습을 보이게 된다.¹⁾이는 골연골종의 발생 기전 이 골단의 연골에서 유래한다는 것을 강하게 시사한다.

본 증례 보고에서 동통의 원인은 거골하 관절에 위치 한 골연골종 주위로 발생한 통풍 결절로 사료된다. 통 증은 수술 후 통풍에 대한 약물 치료로 호전되었을 것 으로 생각된다. 통풍은 높은 요산혈증이나 재발성의 급 성 관절염 등을 유발하는 요산 대사의 질환이다. 수 년 이상에 걸친 통풍 발작은 요산 나트륨을 피하조직, 관 절, 건, 점액낭 등에 침착하게 된다.⁴⁾본 증례에서 술 중 통풍 결절을 확인한 후 통풍에 대한 의증 하에 술 후 측

Figure 6. (A) Intraoperative view of the peroneus brevis tendon. (B) Excised some portion of peroneus brevis tendon with chalk-like deposits.

A B

Figure 7. (A) Mature bone is covered by a well-differentiated cartilaginous cap. Scale bar=100 m (B) High power view of hyperplasia of chondrocytes. (Scale bar=30 m, Hematoxylin-Eosin staining)

A B

정한 혈중 요산 수치는 5.6 mg/dL 였다. 혈중 요산 수 치가 6.8 mg/dL 이상이 통풍을 유발할 수 있는 의미 있 는 수치로 사료되나,¹¹⁾고요산혈증이 반드시 통풍을 유 발하지 않으며, 정상 혈중 요산 수치에서도 통풍 발작 이 발생할 수 있다.¹²⁾이런 정상 혈중 요산 수치에서 통 풍 발작은 유전적 요인, 염증 유발 요인 및 주위 환경 변화 등에 의해 유발될 수 있으며,¹²⁾본 환자의 경우 골 연골종에 의해 발생한 장기적인 거골하 관절 주위 환경 변화가 정상 혈중 요산 범위에서 통풍 발작을 유발시킨 하나의 요인이 되었을 것으로 사료된다. 또한 본 증례

에서 혈중 요산 수치와 함께 측정한 24시간 소변 요산 분비는 통풍의 발생 기전을 평가하는 요인으로 중요하 며 이는 이후 요산 배설 촉진제나 요산 합성 억제제 (xanthine oxidase inhibitors) 등의 장기적인 치료제 의 선택에 있어 고려할 수 있는 기준이 되기도 한다.¹³⁾

거골하 관절에서 통풍의 최초 발작이 일어난 사례는 매우 드물다.⁵⁾본 환자에 있어 수술 전 진단은 단순히 거 골하 관절 주위 골연골종이었으며, 동반된 통풍 결절은 수 술 소견에 의해 확인되었다. 통풍의 기왕력이나 특정 위험 인자가 없는 환자에게 있어“구멍 결손(punch-out)”병

Figure 8. An aggregate of dissolved urate crystals is surrounded by reactive fibroblasts, mononuclear inflammatory cells.

(A) in articular cartilage, (C) in synovium, (E) in tendon (B, D, F). On polarized light microscopy, gout crystals appear needle-shaped (Scale bar=30 m, Hematoxylin-Eosin staining).

A B

C D

E F

변이나 관절 간격 감소 등의 전형적인 통풍성 관절염의 방사선 양상 없이 거골하 관절에 동반된 통풍에 대해 수술 전에 진단하는 것은 어렵다고 할 수 있다.

본 증례에서는 비교적 드문 발생 부위인 거골하 관절 주위 종골에서 유래한 골연골종과 이에 병발한 역시 매 우 드문 발작 부위인 거골하 관절 주위에서 최초 발생 한 급성 통풍 발작에 대해 보고하였다. 골연골종만으로 대개 동통이 잘 유발되지 않는다는 점에서 본 환자에서 와 같이 중년 대의 성인 남성에서 수십 년 동안 증상이 없었던 골연골종 주위로 급성으로 발생한 동통은 급성 통풍에 의한 것으로 생각할 수 있다. 따라서 족부의 생 역학에 있어 매우 중요한 부위인 거골하 관절에 발생한 골연골종이 거골하 관절의 생역학적 환경에 영향을 미 쳐 역시 매우 드문 최초 발작 부위인 거골하 관절에서 의 통풍 발생을 유발했을 가능성을 고려할 수 있다. 이 에 대해 많은 사례를 바탕으로 한 보다 다양한 연구가 필요할 것으로 생각된다.

결 론

본 증례보고에서는 흔하지 않은 발생 부위인 족근동 주위 종골에서 유래한 골연골종과 역시 매우 흔하지 않 은 최초 발작 부위인 거골하 관절에 병발한 통풍에 대 해 보고하였다. 본 증례에 있어 오랜 기간 동안 통증을 유발하지 않았던 골연골종 자체가 확실한 통증의 원인 이라 할 수 없으며, 거골하 관절 주변으로 병발한 급성 통풍 발작이 오히려 급성의 통증을 유발한 원인으로 생 각된다. 골연골종과 같은 생역학적인 이상과 통풍성 관 절염의 경향을 가지는 환자에서 특정한 관절에 통풍성 관절염이 생기는 소인 사이에는 연관성이 있을 것으로 생각된다. 또한 임상의들은 진찰 시 급성 통풍의 최초 발작이 반드시 첫 번째 중족지 관절에서만 발생하지 않 으며 신체의 어떤 큰 관절에서도 발작이 일어날 수 있 다는 사실을 주지해야 할 것이다.

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