대한정형외과학회지：제 44 권 제 2 호 2009 J Korean Orthop Assoc 2009; 44: 275-278
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통신저자：김 정 한
부산시 부산진구 개금동 633-165
인제대학교 의과대학 부산백병원 정형외과학교실 TEL: 051-890-6129ㆍFAX: 051-892-6619 E-mail: [email protected]
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영아에서 발생한 족저골의 결핵성 골수염
- 증례 보고-
최장석ㆍ곽희철ㆍ김정한ㆍ이창락
인제대학교 의과대학 부산백병원 정형외과학교실Tuberculous Osteomyelitis of the Tarsal Bone in an Infant
- Case Report -
Jang Seok Choi, M.D., Heui Chul Gwak, M.D., Jung Han Kim, M.D., and Chang Rack Lee, M.D.
Department of Orthopedic Surgery, Pusan Paik Hospital, College of Medicine, Inje University, Busan, Korea
Osteoarticular tuberculosis is a rare condition and it makes up 1-3% of all cases of tuberculosis. It usually occurs at the vertebra and it is common knowledge that tuberculous osteomyelitis is very rare at the foot. The clinical symptoms are nonspecific, and it can also mimic a wide range of pathologies, so it takes a lot of time to diagnosis and treat this illness. When osteoarticular tuberculosis is diagnosed, it should be gone through side to side with thorough debridement and chemotherapy. The author has experience 2 case of tuberculous osteomyelitis, so I report here on the diagnosis and treatment of this illness.
Key Words: Foot, Tuberculous osteomyelitis
골관절 결핵은 전체 결핵의 약 1-3%로 매우 드물며, 소아에 있어서는 Mycobacterium Tuberculosis에 감염 된 후 치료하지 않은 1-6 %에서 발생하는 것으로 보고되 고 있다6). 주로 척추에 호발하며 족부에 있어서 결핵성 골수염은 매우 드문 것으로 알려져 있다7,8). 또한 골격계 결핵의 임상 양상 및 방사선학적 소견은 비특이적이기 때 문에 화농성, 진균성 감염에 의한 골수염 및 악성 종양등 의 기타 질환과 감별이 쉽지 않다3,4,6,8-10)
. 이런 희소성 과 비특이적인 임상양상 및 검사소견 등으로 결핵성 골수 염의 진단과 치료가 어려운 것이 사실이다. 족부 결핵의 경우 발생 빈도가 더욱 드물고, 영아 및 소아에서는 병력 청취 및 이학적 검사가 쉽지 않아 조기 진단이 늦어져 나 쁜 결과를 초래할 수 있다. 저자들은 영아에서 발생한 족 저골의 결핵성 골수염을 2예 경험하였기에 문헌 고찰과
함께 보고하는 바이다.
증례 보고
1. 증례보고 1
7개월 된 여자 환아로 좌측 족부에 부종, 종괴가 있어 본원 정형외과 외래로 내원하였다. 내원 1주일 전부터 상 기 증상과 함께 발열 및 체중감소가 동반되었으나 특별한 치료 없이 지내다 증상호전 없어 내원하였다. 가족력상 환아 출생 후 삼촌이 결핵으로 치료받은 적 있다고 하였 으며, 이학적 검사상 좌측 족부의 내측 부위에 1×2 cm 의 경계가 불분명한 종괴가 만져졌고 발적과 압통을 동반 하였다. 좌측 족관절의 운동범위는 동통으로 제한되었 다. 단순 방사선 검사상 좌측 족부의 입방골(cuboid bone)의 골파괴 및 음영 감소 소견 보이며 연부조직의
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Fig. 1. AP radiograph of the foot shows diffuse osteolytic lesion and erosions at the peripheral margins of the cuboid.
Fig. 2. Enhenced T1 weighted images show altered marrow signal in cuboid (arrow) and extensive soft tissue edema on the lateral aspect of the foot (open arrow).
Fig. 3. This is the photo after debridement and drilling operation.
Fig. 4. This photos show granulomatous inflammation with epithelioid cells and Langhans giant cell and caseous necrosis.
종창이 관찰되었다. 골막반응은 관찰되지 않았다(Fig.
1). 자기공명영상 T1 강조영상에서 저신호 강도를 보였 고 조영제 주입 후 불규칙하게 조영 증강되는 부위가 입 방골 및 주위로 관찰되었으며 연부조직 및 피부까지 확대 되어 있는 소견을 보이고 있었다(Fig. 2). 흉부 방사선 소견상 특별한 소견은 관찰되지 않았다. 임상검사상 백 혈구 6,900/mm3, 중성구 18.8%, 임파구 72.3%, 혈색 소 9.8 g/dL, CRP 0.03 mg/dL으로 임파구가 상대적으
로 증가한 소견을 보였다. 수술은 피부 병변 부위를 통하 여 2 cm 정도의 피부 절개를 통해 소파술을 시행하였으 며 소량의 괴사조직과 함께 괴사된 골이 나왔으며 철저한 변연절제술 시행 후, 남은 골 조직에 부가적으로 K 강선 을 이용하여 천공술을 시행하였다(Fig. 3). 병리 소견상 임파구 침윤이 동반된 만성 육아종성 염증 및 건락성 괴 사가 관찰되었다. 수술 후 3일째부터 소아과 협진을 통하 여 INH (10 mg/kg), RFP (15 mg/kg), pyrazinamide 로 치료를 시작하였다.
2. 증례보고 2
8개월 된 남자 환아로 우측 족관절 부종을 주소로 내원 하였다. 3주 전부터 시작된 기침, 콧물 증상과 함께 우측
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족관절 발적 및 부종이 있어 본원 소아과에서 치료받았으 나 점차 증상 악화되는 양상보여 입원하였으며 우측 족관 절 부종에 대해서는 특별한 치료를 받지 않았다. 출생력 상 특이소견은 없었으며, 생후 2주에 BCG 를 좌측 삼각 근 부위에 접종하였고 특별한 문제는 발생하지 않았다.
이학적 검사상 우측 족관절의 발적, 부종 및 압통이 관 찰되었고, 족관절 운동시 동통 및 운동장애가 있었다. 또 한 발열(38.2oC) 및 콧물 가래를 동반한 기침이 있었으며 흉부 청진 상 양측 폐에서 천명음(stridor)이 들렸다. 실 험실 검사상 백혈구 25,520/mm3, 임파구 54%, 중성구 31%, ESR 50 mm/Hr, CRP 4.89 mg/dL였다. 방사선 소견상 우측 경골 원위부 및 종골 후방에 경화성(sclero- tic) 경계를 가지는 골파괴성(osteolytic) 낭종성 병변이, 흉부에서는 좌측 폐상부에 음영 증가소견(haziness)이 관찰되었다. 우측 족관절에 변연절제술 및 골 개창술 (fenestration) 시행하였으며 수술 소견상 1 cc 가량의 크림색의 괴사 물질 및 농이 배출되었다. 해부 병리 검사 상 건락성 괴사를 동반한 만성 육아종성 염증이 관찰되었 다(Fig. 4). 술 후 항 결핵 치료를 시작하여 완치되었다.
고 찰
영아 및 소아에서 골관절 병변시 병력 청취, 이학적 검 사 등이 어렵고, 조기 진단 및 치료가 쉽지 않다. 따라서 병변 진행시 성장판 손상 등 심각한 결과를 초래할 수 있 기 때문에 세심한 주의를 필요로 하며, 화농성 골수염, 봉와직염, 결핵성 골수염 등의 질환을 감별을 통해 조기 에 적절한 치료를 시행하여야 한다3,6-9).
골관절 결핵은 전체 결핵의 약 1-3 %를 차지하는 것 으로 보고되고 있다3,6,7). 특정 부위의 발생 빈도에 영향 을 미치는 인자에 대해서는 현재 규명된 바 없지만, 척추 및 고관절 부위에서 호발하는 것으로 알려져 있으며, 족 부 및 족관절의 결핵은 골관절 결핵의 약 10% 정도로 매 우 드문 것으로 보고되고 있다3,7). Dhillon 등3)은 22예의 족부 결핵성 골수염 환자에 대한 연구에서 종골에 가장 호발한다고 하였다.
임상양상은 비특이적이며 침범 부위의 국소열, 부종, 발적 등과 함께 미열, 체중감소 등 전신증상이 동반될 수 있으며, 골관절 결핵은 폐, 비뇨생식기 및 소화기 계통 등 다른 부위의 결핵과 동반하여 잘 나타난다3,6,8,9). 다른 폐 외 결핵처럼 대개 폐 결핵에 의해 2차적으로 혈액 및
임파절을 통해 속발하는 것으로 알려져 있으며7,9), 본 연 구에서도 증례 2의 경우 폐 결핵에 의해 2차적으로 족부 의 결핵성 골수염이 발생한 것으로 사료된다. 하지만, 윤 등10)은 골관절 결핵 환자에서 폐결핵 및 결핵성 늑막염의 빈도가 29.65%로 보고하였다.
단순 X선 검사상 불분명한 경화성 경계를 가지는 낭종 성 변화가 일반적으로 관찰되며, 이러한 변화는 주로 소 아에서 더 흔하게 나타난다8). 이 외에도 골조송증(osteo- penia), 연부조직 종창 및 관절 간격 감소가 동반될 수 있으며, 골막반응은 거의 없는 것으로 알려져 있다4,8,9). 또한, 병변은 하나의 골에 국한되어 발생하기보다는 주 로 다발성으로 발생하는 것으로 보고되고 있다8). 본 증례 에서는 2예에서 단순 X선 검사상 모두 골조송증이 동반 된 낭종성 변화가 관찰되었고, 골막반응은 나타나지 않 았으며 증례 1에서는 입방골만을, 증례 2에서는 원위 경 골과 종골에 침범하였다.
골관절 결핵은 세균 및 진균 감염, 골종양, 류마티스, 골괴사성 골연골증 등과 감별이 필요하며, 임상양상 및 방사선 소견이 비특이적이기 때문에 감별하기가 어렵다6). 확실한 진단을 위해서는 도말 및 배양검사에서 결핵균을 확인하는 것이나 양성률이 낮으며, 조직 생검을 통하여 병리조직 검사상 임파구 침윤 및 Langhans씨 거대 세포 등과 함께 건락성 괴사를 확인하여 진단을 할 수 있다4,6). Mycobacterium tuberculosis에 대한 면역은 Myco- bacterium bovis를 약독화시킨 BCG 접종을 통하여 획 득할 수 있고, BCG 접종은 국소 및 전신적인 부작용은 매우 드문 것으로 보고되고 있어 세계적으로 널리 사용되 고 있다6). 하지만, BCG 백신 투여 후 발생한 골수염도 드물게 발생한다. 그 빈도는 약 신생아 10만명당 5명정 도로 보고되고 있으며, 세계적으로 HIV 감염 신생아 등 면역 억제 환아의 증가로 인해 BCG 골수염의 빈도 또한 증가추세에 있다6). BCG 골수염을 결핵성 골수염과 감별 하기는 어려우나, BCG 골수염의 경우 BCG 접종 후 수개 월 내에 발생하며, 비교적 경한 임상 양상 및 전신상태가 좋은 특징이 있으며 배양검사상 Mycobacterium bovis 균이 검출됨으로써 확진할 수 있다2). 본 증례들에서는 임 상 증상 발생하기 수개월 전 BCG 접종의 병력이 있으나, 증상 발생 전 결핵 감염자에 노출되었으며, 발열 및 체중 감소 등 비교적 중한 임상양상을 보여 Mycobacterium Tuberculosis에 의한 결핵성 골수염을 시사하였고, 병리
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조직 검사상 결핵에 특징적인 건락성 괴사가 동반된 만성 육아종성 염증이 관찰되며, 배양검사상 Mycobacterium Tuberculosis가 검출되어 결핵성 골수염으로 진단하였 다.
소아에 있어서 결핵의 치료로는 적어도 3가지 약제를 사용하여 6개월 이상의 투약을 추천하고 있으며 대개 INH, REP을 사용하며 첫 2개월 동안 PZA를 추가로 사 용하고, 95% 이상에서 치료결과가 성공적이며 부작용은 2% 미만에서 나타난다5,6). 또한 항결핵제 치료에 반응하 지 않거나, 농양 또는 괴사조직이 형성될 경우 수술적 치 료를 통해 이를 철저히 제거함으써 재발률을 낮추고 항결 핵요법의 효과를 증대시킬 수 있다1,3). 따라서 골관절 결 핵에서는 항결핵요법에 병행하여 환자에 따라 수술적 치 료를 고려해야만 한다. 본 증례에서는 이학적 검사 및 방 사선학적 검사상 족부에 농양 및 괴사된 골 연부조직이 관찰되었으며, 항결핵요법에 병행하여 수술적 치료를 시 행하였다. 증례 2의 환아는 완치 후 재발이 없는 상태이 고, 증례 1의 환아에서는 항결핵 요법 지속 중이며 현재 증상은 상당히 호전된 상태이다.
영아에서 족부에 발생하는 결핵성 골수염은 매우 드문 증례로 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
참고문헌
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10. Yoon HS, Oh SW, Roh KJ, Kim KD: Clinical observation on tuberculosis of the bone and joint. J Korean Orhop Assoc, 19: 317-324, 1984.
= 국문초록=
골관절 결핵은 전체 결핵의 약 1-3%로 매우 드물며, 주로 척추에 호발하고 족부에 있어서 결핵성 골수염은 매우 드문 것으로 알려져 있다. 임상 양상이 비특이적이고, 다양한 병리학적 형태를 보이므로 진단과 치료에 많은 과정과 시간이 걸린다. 골관절 결핵 진단시에는 철저한 변연절제술과 함께 항결핵요법이 병행되어져야 한다. 저자 등은 영아에서 발생한 족저골의 결핵성 골수염 2예를 경험하여 진단 및 치료 과정에 대한 증례를 보고하는 바이다.
