- Report of 1 Case -

*부산대학교 의과대학 흉부외과학교실

Department of Thoracic and Cardiovascular Surgery, College of Medicine, Pusan National University

**부산대학교 의과대학 내과학교실

Department of Internal Medicine, College of Medicine, Pusan National University

***부산대학교 의과대학 병리학교실

Department of Pathology, College of Medicine, Pusan National University 논문접수일 : 2002년 6월 26일 심사통과일 : 2002년 8월 24일

책임저자 : 이형렬(602-739) 부산시 서구 아미동 1-10, 부산대학교 의과대학 흉부외과학교실. (Tel) 051-240-7265, (Fax) 051-243-9389 E-mail : [email protected]

본 논문의 저작권 및 전자매체의 지적소유권은 대한흉부외과학회에 있다.

이 형 렬* 김 흥 수* 박 준 호* 조 정 수* 강 대 환** 이 창 훈***

=Abstract=

Intraluminal Pedunculated Leiomyoma in the Cervical Esophagus

- Report of 1 Case -

Hyung Ryul Lee, M.D.

, Heung Su Kim, M.D.

, Jun Ho Park, M.D.

Jeong Su Cho, M.D.

, Dae Hwan Kang, M.D.

, Chang Hun Lee, M.D.

Though leiomyoma is the most common tumor of esophagus, it accounts for only 1% of all esophageal tumors. Most of the leiomyomas are intramural type originating from the muscularis propria and only 1% of them is intraluminal pedunculated type originating from muscularis mucosae. Recently, a 30-year-old male was admitted to our hospital because of dysphagia. Radiologic examination showed that intraluminal tumor 5cm in diameter was found at the cervical esophagus. Endoscopic examination showed that the tumor was covered with normal mucosa. The patient underwent surgical excision through the left cervical ap- proach. After full, longitudinal esophagotomy, the intraluminal pedunculated tumor was succe- ssfully enucleated. Esophageal leiomyoma was confirmed histopathologically. Postoperative course was uneventful and the patient was relieved from dysphagia.

(Korean J Thorac Cardiovasc Surg 2002;35:621-5)

Key words : 1. Esophageal neoplasm 2. Leiomyoma

증 례

환자는 30세 남자로 2개월 전부터 발생한 경부 압통과 연 하곤란을 주증상으로 내원하였다. 과거력상 12년전 B형 간 염을 앓은 적이 있었으나 그 외 특이 소견은 없었으며, 이학 적 소견상 좌측 경부 전방이 다소 팽대되어 있었고 경부 압 통이 관찰되었다. 식도내시경상 절치로부터 20～24cm에 걸

쳐 식도강내로 돌출한 종괴가 관찰되었는데 그 표면은 주변 점막과 같은 양상이었으며, 접촉되면 쉽게 출혈되는 경향을 보여 조직검사를 시행하였으나 특별한 소견은 보이지 않았 다. 단순 흉부 X-선상 흉곽출구 상방에서 종괴로 인해 기관 음영이 우측으로 편위된 소견이 관찰되었고(Fig. 1), 식도조 영술상 제 2～4번 흉추에 걸쳐 3.5×5 cm 크기의 종괴음영이 인두식도 경계부 바로 하방에서 경부식도로 확장된 소견이

Fig. 1. Preoperative plain chest film shows the rightward deviation of trachea suggesting superior mediastinal mass.

Fig. 2. Preoperative esophagogram shows a round mass shadow filling defect of cervical esophagus.

관찰되었다(Fig. 2). 흉부 전산화 단층촬영상으로도 역시 경 부식도의 내강(lumen)을 거의 차지할 정도의 크기를 가지면 서 식도 후벽에 근간을 둔 강내 육경성 종양이 뚜렷이 관찰 되었다(Fig. 3).

수술은 전신마취 하에 환자를 앙와위의 자세에서 경부중 앙으로부터 좌측으로 약간 굴곡지게 절개를 가하고 흉쇄유 돌근(sternocleidomastoid muscle)을 외측으로 제친 다음 경부 식도를 박리하였는데 종양의 돌출로 인해 경부 식도는 쉽게 확인되었고 경부식도 전체에서 딱딱한 종양이 잘 촉진되었 다. 종양이 위치한 식도 전벽에 길이 약 4cm의 종절개를 가 하고 내강으로 진입하자 미끄러운 표면을 가진 구형의 종양 이 밀려 나왔고 그 바로 옆으로 미리 삽입해 둔 비강영양튜 브가 나타났다. 종양을 둘러싼 얇은 점막을 벗겨 낸 다음, 종

Fig. 3. CT shows an intraluminal mass based on postero- lateral wall of cervical esophagus.

Fig. 4. Operative photograph of an intraluminal pedunculated leiomyoma protruding through anterior cervical esophagotomy.

양 중앙에 2개의 견인사를 걸고 이들을 상하방으로 당기면 서 육경을 포함한 종양 전부를 무사히 적출하는데 성공하였 다(Fig. 4). 적출 후 후방의 식도 점막은 4-0 Vicryl를 사용하 여 직접 당겨 연속봉합하였고 전방의 식도 절개부는 점막과 근층을 별도로 3-0 및 4-0 Vicryl을 사용하여 단속봉합하였다.

봉합 후에는 좌측 흉쇄유돌근의 일부를 전위시켜 식도봉합 부을 보강하였고 2cc의 fibrin glue를 살포하였다. 적출된 종 양은 6.5×5×3 cm 크기의 회백색 난원체였는데 직경 약 2.5cm의 짧은 육경을 가졌다. 병리조직학적으로 다형성이 없 는 호산성 세포의 다발들이 일정한 형태로 교차를 보이는, 점막근층에서 유래한 평활근종으로 최종 진단되었다(Fig. 5, 6).

Fig. 5. Excised esophageal pedunculaetd leiomyoma(6.5 x 5 x 3cm size)

Fig. 6. Diffuse proliferation of spindle mesenchymal cells is noted beneath the ulcerated esophageal squamous epithelium and is also associated with focal aggregates of lymphocytic cells and mucoid degenerative change(H-E stain, x20).

수술일로부터 약 10일간 금식시켰고 식도조영술에 의해 봉합부의 누출이 없음을 확인 한 후 환자는 경구 섭취를 재 개하였다(Fig. 7). 이후 연하장애 등 합병증 없이 순조로운 경 과를 지내다가 술 후 20일 째 건강한 상태로 퇴원하였다.

고 찰

식도평활근종은 식도의 평활근(smooth muscle)에서 유래 하므로 횡문근 보다는 평활근이 우세한 중하부의 식도에서 주로 발견되는데, Postlthwait와 Lowe의 기술¹⁾에 따르면 식 도평활근종의 발생 부위는 하흉부 식도 47.2%, 중흉부식도 38.9%, 상흉부식도 3.9%, 경부식도 2.2%, 미만성 혹은 다발

Fig. 7. Postoperative esophagogram shows no leakage or obstruction

성 7.9%의 분포 양상을 보이며 약 85%가 중하부 식도에서 발생하는 것으로 보고되었다. 식도평활근종은 식도근층 중 에서도 특히 내측 원형근층(inner circular muscle layer)에서 유래한 벽내 종양(intramural tumor)이 대부분(97%)을 차지하 지만, 점막근층(muscularis mucosae)에서 유래하여 식도강내 육경을 가진 폴립과 유사한 형도 드물게(약 1%의 빈도) 보 고된다^1-3). 용종형 식도강내 종양(polypoid intraesophageal tu- mor)은 점막성 용종(mucosal polyp), 연골종(chondroma). 지방 종(lipoma), 섬유지방종(fibrolipoma), 점액섬유종(myxofibroma) 등 조직학적으로 다양한 형태를 보이며 이중 섬유지방종의 형태를 가장 많이 띄게 된다.

임상증상으로는 연하곤란이 가장 빈번하게 호소되며 식 도암과는 달리 종양의 성장속도가 느리므로 증상발현까지 의 기간이 길고 간헐적으로 나타나며, 종양의 직경이 5cm 이상일 때 주로 나타난다고 알려져 있으나⁴⁾ 종양의 크기와 증상은 서로 무관하다는 견해도 일부에서 제기된다²⁾. Bruneton 등⁵⁾이 173명의 환자를 분석한 결과, 연하곤란 42.2%, 흉부통증 및 불쾌감 34.1%, 출혈 1.7%, 그리고 무증 상 22%로 각각 나타났으나, Seremetis 등²⁾의 보고에 따르면 838명의 환자 중 반수 이상이 무증상이었다. Bonavina 등⁶⁾ 에 따르면 식도평활근종환자에서 열공 헤르니아(23%), 횡격 막상부 식도게실(6%), 식도 아칼라지아(5%) 등이 동반질환 으로 나타났다. 평활근종이 악성으로 변하는 예는 극히 드 물게 보고된다.

가장 중요한 진단방법은 식도조영술인데 조영제를 마셨을 때 평활한 표면을 가진 충만결손(filling defect)이 주위 경계 부위와 예각을 이루고 있고 점막이 온전한 것이 특징적이다

1). 식도내시경검사는 진단에 필수적이고 식도강내로 돌출한 점막하 종괴를 직접 확인할 수 있다. 하지만 조직학적 진단 을 위한 생검을 시행할 필요는 없고 오히려 금기사항이다.

왜냐하면 종양의 경도(consistency)로 인해 생검이 거의 불가 능할 뿐만 아니라 오히려 점막에 손상을 주어 종양적출술 (enucleation) 후 식도 천공, 종격동염과 같은 무서운 합병증 을 초래할 위험만 가중시킬 수 있기 때문이다^{1, 6)}. 그 외 흉부 전산화 단층촬영, 자기공명영상, 내시경적 초음파검사등은 종양의 범위는 물론 종격동 종양 등과의 감별에 도움을 주 는데, Takada 등⁷⁾에 따르면 내시경적 초음파검사는 식도벽 내 종양의 위치를 평가하여 치료 방침에 대한 결정적인 정보를 제공하는데 만약 종양이 고유근층에 놓여 있으면 수술에 의한 적출술을, 점막근층에 놓여 있으면 내시경적 절제술이 적응된다고 주장하였다.

강내 육경성 식도근종의 치료는 일부의 경우 식도경에 의한 폴립적출술도 가능하지만 수술에 의한 적출술이 우선 시된다. 강내 육경성 식도근종이 의심되면 내시경적 적출을 우선적으로 시도할 수 있다. 하지만 내시경적 적출은 비교 적 짧은 육경을 가진 직경 2cm 이하의 종양에서는 잘 적응 되지만, 넓은 육경을 가진 직경 2cm 이상의 종양에서는 육 경의 맞은편 식도에 직접 종절개를 가하여 강내로 접근한 다음 육경을 묶고 종양을 제거하고 점막을 봉합시켜 주거 나 얇은 점막층을 벗긴 다음 유경을 포함한 종양을 적출하 는 방법이 선호되고 있다. 수술방법은 개흉 또는 경부절개 에 의한 적출술에 의해 대부분 완치가 가능하다. Hyun 등⁸⁾ 은 62례의 점막하 종양을 대상으로 내시경적 적출을 성공 적으로 시행하였다. 이 보고에 따르면 내시경 소견상 직경 2cm 이하이고 폴립형이거나 중등도의 융기를 보이면 올가 미 폴립절제를 시행하였고, 만일 직경 2cm 이상이거나 경 미한 융기를 보이면 전기소작 올가미와 응고 전극을 사용 하여 점막을 벗긴 다음 종양적출술을 시행하였는데, 시술 후 천공이나 심한 출혈 등 심각한 합병증은 발생하지 않았 고 시술 후 평균 38.4개월 간 관찰한 결과 모든 환자에서 재발도 없었다. 이러한 양호한 결과는 이 시술이 여러 병원 에서 광범위하게 시행된 후 판정될 여지를 남기고 있다.

본 례는 종양 직경이 5cm에 달하였고 육경 또한 짧고 넓 은 이유로 직접 식도절개에 의한 적출법을 시도하였다. 종양 적출술 후 예후는 대단히 양호하고 종양의 재발은 극히 드 물다고 보고된다⁶⁾.

결 론

개흉에 의한 종양적출술(enucleation)은 가장 흔히 이용되는 술식으로써 대단히 안전하고도 효과적이며 벽내종양(intramu- ral tumor) 환자에게 적응이 되는 반면, 식도강내 육경종양 (intraluminal pedunculated tumor) 환자에서는 내시경 혹은 식 도절개에 의한 강내접근후 종양절제를 적극적으로 고려해야 할 것이다.

참 고 문 헌

1. Postlethwait RW, Lowe JE. Benign tumors and cysts of

the esophagus. In: Zuidema GD. Shackelford's surgery of the alimentary tract. 4th ed, Philadelphia; WB Saunders,

2. Seremetis MG, Lyons WS, deGuzman VC, Peabody JW Jr. Leiomyomata of the esophagus. An analysis of 838

cases. Cancer 1976;38:2166-77.

3. Murry GF, Gustafson RA. Benign tumors, cysts, and

duplications of the esophagus.

4. Schmidt HW, Clagett OT, Harrison EG Jr. Benign tumors

and cysts of the esophagus. J Thorac Cardiovasc Surg

5. Bruneton JN, Drouillard J, Roux P, Lecomte P, Tavernier J. Leiomyoma and leiomyosarcoma of the digestive tract.

A report of 45 cases and review of the literature. Eur J

6. Bonavina L, Segalin A, Rosati R, Pavanello M, Peracchia A. Surgical therapy of esophageal leiomyoma. J Am Coll Surg 1995;181:257-62.

7. Takada N, Higashino M, Osugi H, Tokuhara T, Kinoshita H. Utility of endoscopic ultrasonography in assessing the

indications for endoscopic surgery of submucosal esophageal tumors. Surg Endosc 1999 Mar;13(3):228-30.

8. Hyun JH, Jeen YT, Chun HJ, et al. Endoscopic resection

of submucosal tumor of the esophagus: results in 62

patients. Endoscopy 1997;29:165-70

중심 단어: 1. 식도종양 2. 평활근종

=국문초록=

식도평활근종은 식도에 발생하는 양성종양 중에서 그 빈도가 가장 흔하지만, 식도에서 발생하는 모든 종양 중 단지 1%를 차지할 정도로 비교적 흔치 않은 식도 질환이다. 식도평활근종은 식도근층에서 유래한 벽내 종양이 대부분을 차지하지만, 점막근층에서 유래하여 식도강내 육경(肉莖)을 가진 폴립과 유사한 형도 약 1%의 빈도 로 드물게 보고된다. 최근에 30세 남자환자가 연하곤란을 주소로 본원에 입원하였다. 방사선학적 검사에서 직 경 5cm의 강내 종양이 경부식도에서 발견되었다. 내시경검사에서 종양조직은 정상 점막으로 덮여 있음을 보였 다. 좌측 경부절개를 통해 식도 전벽에 종절개를 가한 후 육경성 종양을 성공적으로 적출할 수 있었다. 조직학 적 검사에서 식도 평활근종으로 확진되었다. 연하장애 등 합병증없이 술후 회복과정은 순조로웠다.