서 론
대상포진은 척수의 후근신경절에 잠복하고 있던 수두 대상포진 바이러스가 재활성화 되어 피부에는 소포를 발생시키며, 이환된 신경절의 분포 영역을 따라서는 방 사통 및 감각 변화를 초래하는 질환이다.1 미국에서만 연간 100만명의 환자가 발생하는 것으로 조사된 바 있
고, 인구 100,000명당 480명의 발생률을 가지고 있는 것으로 알려져 있다.2 감각신경을 침범하며 포진후신경 통 등의 후유증을 남기기도 하나,2 발생 2개월 이내에 대부분 자연 치유되는 경과를 보인다.3 그러나, 드물게 운동신경을 침범하여 신경근병증이나 상완신경총병증과 같은 말초신경의 병변을 초래할 수도 있으며,3,4 중추신 경계에도 후유증을 남길 수 있다. 대상포진과 관련된
Address reprint requests to Heui Je Bang, MD
Department of Rehabilitation Medicine, Chungbuk National University Hospital Gaesin-dong, Heungdeok-gu, Cheongju-si, Chungcheongbuk-do, 361-711, Korea TEL: 82-43-269-6227, FAX: 82-43-269-6228, E-mail: [email protected] 투고일: 2010년 7월 27일, 수정일: 2010년 9월 13일, 게재 확정일: 2010년 9월 20일
�이 논문은 2010년도 충북대학교 학술연구지원사업의 연구비 지원에 의하여 연구되었음.
(This work was supported by the research grant of the Chungbuk National University in 2010)
대상포진 후 발생한 다수의 신경을 침범한 상완신경총병 1예
충북대학교 의과대학 재활의학교실, 피부과학교실�
김호중∙이지연�∙이동윤�∙기영진∙방희제
– Abstract –
A Case of Post-herpetic Brachial Plexopathy Affecting Multiple Segments
Ho Joong Kim, M.D., Ji Yeoun Lee, M.D.*, Dong Yoon Lee, M.D.*, Young Jin Ki, M.D., Heui Je Bang, M.D.
Department of Rehabilitation Medicine, Department of Dermatology*, College of Medicine, Chungbuk National University
Introduction: Muscle weakness is a rare complication of herpes zoster infection. We experienced a case of paresis affecting multiple spinal nerves in the left upper extremity accompanied after herpes zoster infection.
Case: Fifty-six years old woman has suffered from pain and paresis which had occurred after the herpes zoster infection. There are multiple skin lesions in the C5, C6, C7 and C8 dermatome on the left hand, arm and upper back. The paresis of left upper extremity is seen in the elbow flexor, wrist extensor, finger flexor, finger extensor, finger abductor, and thumb abductor. The electrodiagnostic examination showed the abnormalities compatible with brachial plexopathy affecting C6, C7, and C8 spinal nerves or more segments.
Conclusion: Unlike the previous domestic reports of segmental zoster paresis, this is the only case of post-herpetic brachial plexopathy involving more segments than three spinal nerves.
Key Words: Herpes zoster, Brachial plexopathy, Weakness, Multiple spinal nerves, Electromyography
마비는 여러 문헌을 통하여 보고된 바 있으며, 국내에 서는 단일 신경근을 침범한 경수신경근병증이나 상완신 경총병증이 보고된 예가 있다.3,4 Ismail 등5이 대상포진 후 경수 5번부터 흉수 1번 분절까지 여러 분절을 침범 한 상완신경총병증을 보고하였으나, 국내의 경우에는 하나 혹은 두개 분절의 척수신경을 침범한 경우가 대부 분이다. 저자들은 운동신경 마비를 동반하며, 3분절 이 상의 척수신경을 광범위하게 침범한 대상포진 1예를 경 험하였기에 보고하고자 한다.
증 례
56세 여자 환자가 좌측 상지의 통증, 수포성 피부 병 변 및 근위약을 주소로 내원하였다. 평소 건강하였던 환자는 내원 약 6주전 무거운 물체(15 kg 상당)를 실 어 나르는 일을 이틀간 지속적으로 하였고, 그 후부터 양측 전완부에 시큰거리는 양상의 통증이 발생하였다.
통증은 주로 양측 전완부의 신전근 기시부에 국한되었 으며, 보존적 자가 치료 후 우측의 통증은 호전되었으 나, 좌측 전완부의 통증은 호전되지 않아 정형외과 의 원에서 좌측 전완부의 신전근 기시부에 유발점 주사를 시행받았다. 주사 시행 이틀 후부터 좌측 수지, 손바닥 및 외측 상완부에 부종과 수포성 피부 병변이 발생하였 고, 피부 병변의 발생과 거의 비슷한 시점에 모든 수지 에 근위약이 나타났다고 하였다. 주사 부위에 부종이 동반되어 유발점 주사 후 발생한 연조직염(cellulitis) 의심하에 피부과로 진료 의뢰 되었으나, 상완부의 부종 은 열감과 압통을 동반한 홍반성 부종 양상이 아니며, 혈액검사상 C 반응성 단백질이나 적혈구 침강 속도의 상승소견이 동반되지 않아서 연조직염과는 감별 진단이 가능하였다. 전체적인 피부 병변의 분포가 좌측 손부터 어깨의 견갑골 내측 부위까지 띠 모양으로 발생한 군집 성 수포로 나타났으며 피부 병변 발생 전부터 동통이 발생하였고 쿡쿡 쑤시고 따끔거리는 통증을 동반한다는
임상 양상을 통하여 대상포진으로 진단되었다. 환자는 famciclovir, pregabalin, acetaminophen 등으로 치료 후 수포가 있던 부위에는 가피가 형성되었으나, 통증은 호전되지 않아 교감신경절 차단술을 3회 시행받 았다.
이학적 검사에서 좌측 손의 무지구근(thenar mus- cle) 부위에 근위축이 관찰되었고, 좌측 제 1, 2, 3수 지에서 부종이 두드러지게 관찰되었으며, 피부 박리가 동반되었다(Fig. 1). 수포성 병변은 좌측 상완부 외측 (Fig. 2), 제 1~5수지, 손바닥 및 좌측 견갑골 내측 부위에서 주로 관찰되었다. 견갑골 내측 부위에는 지름 1 cm 내외의 구형 반흔이 5~6개 정도 관찰되었으며, 이 반흔은 제 7번 경추 가시돌기에서부터 아래쪽으로는 견갑골의 가시 높이까지 분포하고 있었다(Fig. 3).
좌측 상지의 근력은 Medical Research Council Scale 상, 제 1수지 외전, 주관절 굴곡, 완관절 굴곡 및 신전근력은 모두 4등급이었으며, 제 2, 3, 4, 5수지 의 굴곡근력은 1등급, 신전근력은 3등급으로 감소되어 있었다. 견관절 외전과 주관절의 신전근력은 모두 보존 되어 있는 상태였다. 좌측에서 익상견갑골이 관찰되었 는데, 이는 견관절의 전방굴곡 시 더욱 두드러지게 관 찰되었다.
감각신경 검사에서 환자는 좌측 전완부의 요골부위 원위부 ⅓ 지점부터 제 1, 2, 3수지 말단(특히 손바닥 부위)까지 감각 저하보다는 주로 이질통을 호소하였다.
증상 발생 후 약 6주에 전기진단 검사를 시행하였다.
검사는 Synergy� (Medelec, Viasys, U.K.)기기를 이용하여 시행하였다. 운동신경전도 검사에서 sensi- tivity는 5 mV로, sweep speed는 50 ms/div로, filter는 0.01~10 kHz로 설정하여 시행하였고, 감각 신경전도 검사에서 sensitivity를 20 uV로, sweep speed를 15 ms/div로, filter는 20~2 kHz로 설정하 여 시행하였다. 침근전도 검사에서 sensitivity는 100 uV~1 mV로, sweep speed는 100 ms/div로, filter
Fig. 1. Skin lesion and edema on the left hand. Fig. 2. Skin lesion on the lateral side of left arm.
는 10~5 kHz로 설정하였다.
운동신경전도 검사는 견갑상신경, 액와신경, 근육피 부신경, 정중신경, 요골신경 및 척골신경에서 시행하였 으며, 견갑상신경의 복합근활동전위는 극하근, 액와신 경은 삼각근, 근육피부신경은 상완이두근, 정중신경은 무지외전근, 요골신경은 시지신전고유근, 척골신경은 소지외전근에서 각각 기록하였다. 모든 신경에서 복합 근활동전위의 진폭 및 잠시는 양측이 차이를 보이지 않 았으나, 좌측 요골신경 복합근활동전위의 진폭은 5.5 mV로써 우측의 61%이었고, 좌측 정중신경의 신경전 도속도는 45.3 m/s로써 참고치 미만으로 감소되었다 (Table 1).
감각신경전도 검사는 정중신경, 요골신경, 척골신경, 내측아래팔피부신경, 그리고 외측아래팔피부신경에서 시행하였고, 모두 역방향성으로 검사하였다. 정중신경 의 감각신경활동전위는 제 2수지에서, 요골신경은 해부
학적 코담배갑(anatomical snuff box)에서, 척골신경 은 제 5수지에서 각각 기록하였다. 내측아래팔피부신경 은 팔오금의 상완이두근의 내측에서 자극을 하였고, 감 각신경활동전위의 기록은 자극점과 손목의 척골부위를 잇는 가상의 선 상에서 자극점으로부터 원위부 10 cm 되는 지점에서 기록하였다. 외측아래팔피부신경은 팔오 금에서 자극을 하고, 자극점과 손목의 요골동맥을 잇는 가상의 선 상에서 자극점으로부터 12 cm되는 원위부에 서 감각신경활동전위를 기록하였다. 감각신경전도 검사 에서는 좌측 정중신경의 감각신경활동전위의 진폭이 13.9 uV로써 참고치 미만으로 감소되었으며, 좌측 요 골신경의 감각신경활동전위의 진폭이 9.7 uV로써 우측 진폭의 39%로 감소되었다. 그 외 척골신경, 내측아래 팔피부신경 및 외측 아래팔 피부신경에 대한 감각신경 전도 검사에서는 이상소견을 보이지 않았다(Table 1).
좌측 상지에서 시행한 침근전도 검사에서는 완요골근 (brachioradialis), 장요측수근신근(extensor carpi radialis longus), 요측수근굴근(flexor carpi radi- alis), 제 1배측골간근(first dorsal interossei), 무지 외전근(abductor pollicis brevis), 그리고 전거근 (serratus anterior)에서 비정상자발전위가 관찰되었 다. 동원양상은 요측수근굴근, 제 1배측골간근, 시지신 전고유근(extensor indicis proprius), 소지외전근 (abductor digiti minimi), 상완이두근, 완요골근, 장요측수근신근, 총수지신전근(extensor digitorum communis), 무지외전근, 척측수근굴근(flexor carpi ulnaris) 등에서 감소되었으나, 운동단위활동전위의 변 화는 관찰되지 않았다(Table 2).
임상 양상, 이학적 검사 및 전기진단 검사 등을 종합 하여 대상포진의 후유증에 의한 상완신경총병으로 진단 Fig. 3. Skin lesion in the lower cervical dermatome of the
upper back on the left side.
Table 1. Results of Nerve Conduction Study
Right Left
DL1(ms) Amp2(mV) Velocity (m/s) DL (ms) Amp (mV) Velocity (m/s) CMAP3
Axillary 2.60 13.4 3.80 10.1
Musculocutaneous 4.05 15.4 4.25 9.4
Suprascaular 3.30 8.5 4.10 9.1
Median 3.25 12.0 53.0 3.10 8.3 45.3
Ulnar 2.95 11.4 58.6 2.85 9.6 61.9
Radial 1.55 9.0 55.6 1.45 5.5 52.4
SNAP4
Median 2.65 19.0 2.40 13.9
Ulnar 2.50 31.3 2.35 24.5
Superficial radial 1.70 25.1 1.90 9.7
MAC5 2.10 12.1 1.70 11.4
LAC6 1.75 29.4 1.45 24.3
1. DL: distal latency, 2. Amp : amplitude, 3. CMAP: compound muscle action potential, 4. SNAP: sensory nerve action potential, 5. MAC: medial antebrachial cutaneous nerve, 6. LAC: lateral antebrachial cutaneous nerve
하였으며, 이환의 범위는 경수 5번부터 경수 8번 또는 흉수 1번 척수신경까지로 판단하였다. 원인 질환을 보 다 정확하게 감별하기 위하여 경추부 자기공명영상 검 사를 환자에게 권유하였으나 개인적 사정에 의하여 시 행되지 못하였고, 경추부 단순 방사선 촬영에서는 특이 소견이 발견되지 않았다.
증상 발생 약 2개월 후 환자의 손에서 관찰되었던 수 포성 병변, 부종 및 피부 박리 등은 모두 사라졌으며, 상지의 통증이나 이질통도 많이 호전되어 손가락 끝에 만 일부 남아있었다. 좌측 수지의 굴곡 및 신전근력이 4등급으로 호전되었으나, 익상견갑골은 지속적으로 관 찰되었다. 추적 전기진단 검사에서는 이전의 검사와 큰 차이를 보이지 않았으나, 감각신경전도 검사에서 좌측 정중신경의 감각신경활동전위 진폭이 참고치 이상으로 회복되었고, 요골신경의 감각신경활동전위의 진폭도 우 측에 비하여 50% 이상으로 호전되었다. 침근전도 검사 는 환자 사정에 의하여 시행하지 못했다.
고 찰
대상포진에 의하여 상지에 통증, 수포성 병변 및 부 종이 발생함과 동시에 운동신경이 침범되어 근위약이 발생한 경우로, 수포성 병변은 경수 5번~8번 피부분절 에 발생하였고, 전기진단검사에서는 적어도 경수 6번
~8번 척수신경을 포함하여 3개 분절 이상의 운동신경 을 광범위하게 침범한 증례이다.
수두대상포진 바이러스에 의한 일차적 감염이 발생하 면 수두가 발생하고, 수두를 앓고 난 후 뇌신경절, 후
근신경절, 또는 자율신경절에 바이러스가 잠복기 상태 로 존재하게 된다.2 여러 가지 원인에 의하여 수두대상 포진 바이러스가 재활성화 되면, 해당 피부분절에는 수 포성 병변이 생기고, 드물게 전각세포나 복측근(ven- tral root) 또는 말초 운동신경이 침범되면 근위약이 발생할 수 있다.1 대상포진의 전형적인 피부 병변을 보 이는 환자들 중 바이러스에 의해 운동신경이 침범되어 근위약이 발생하는 경우는 약 2.5~9.4%로 추정되고,1 근위약의 발생 시기는 피부 병변 발생 후 첫날부터 약 4개월 사이로 알려져 있으나, 대부분은 피부 병변 발생 후 2주 이내에 발생한다고 한다.6 본 증례의 경우에는 피부 병변 발생 시점과 좌측 상지 근위약의 발병 시점 에 차이가 거의 없어, 기존의 보고들과 큰 차이를 보이 지 않았다.
근위약을 동반하는 대상포진의 경우, 경수부의 피부 분절 중에서는 경수 5번에서 7번까지의 피부분절이 가 장 많이 이환된다고 알려져 있으며,7 흉수부를 침범하는 근위약은 전체의 3%로 매우 적은 편인데, 이는 늑골간 신경의 운동신경이 침범되더라도 환자가 그 증상을 느 끼기 힘들기 때문으로 알려져 있다.8 본 증례의 경우에 는 수포성 병변이 좌측 상완부, 수부 및 견갑골 내측의 등 주변으로 광범위하게 분포하고 있었으며, 이는 경수 5번에서 8번까지의 피부분절에 해당하는 것으로써 다른 보고들에 비하여 비교적 많은 분절을 침범하였으나, 이 환된 피부분절은 기존의 보고들과 대략적으로 일치한 다. 운동신경 침범의 경우에는 전기진단 검사 상 적어 도 경수 6번에서 8번까지의 근육분절(myotome)을 포 함하고 있으며, 전기진단 검사의 특성 상 경수 5번과 Table 2. Results of Needle Electromyography
Muscle Spontaneous activity
MUAP4 Recruitment
Left Ins1 Fib2 PSW3 pattern
C6-T1 paraspinal muscle 0 0
Serratus anterior 2+ 2+ Normal Reduced
Infraspinatus 0 0 Normal Normal
Deltoid 0 0 Normal Normal
Biceps brachii 0 0 Normal Reduced
Triceps 0 0 Normal Normal
Brachioradialis 2+ 2+ Normal Reduced
Extensor carpi radialis 2+ 2+ Normal Reduced
Extensor digitorum communis Increased 0 0 Normal Reduced
Extensor indicis proprius Increased 0 0 Normal Reduced
Pronator teres 0 0 Normal Normal
Flexor carpi radialis 2+ 2+ Normal Reduced
Abductor pollicis brevis 2+ 2+ Normal Reduced
Flexor carpi ulnaris Increased 0 0 Normal Reduced
Abductor digiti minimi 0 0 Normal Reduced
First dorsal interossei 2+ 2+ Normal Reduced
1. Ins: insertional activity, 2. Fib: fibrillation potential, 3. PSW: positive sharp wave, 4. MUAP: motor unit action potential
흉수 1번 근육분절의 침범 여부를 명확하게 구분하기 어려운 점을 감안하더라도 적어도 3개 분절 이상의 척 수신경의 운동신경을 침범하였다. 본 증례에서는 침근 전도에서 경추부 주위 근육에 탈신경 소견이 없었으며, 좌측 정중신경과 요골신경의 감각신경활동전위의 진폭 이 저하되어 있어서 신경근 침범에 의한 것이라기 보다 는 경수 신경절 원위부인 상완신경총을 침범하였을 것 으로 판단하였다.
대상포진 후 발생하는 근위약의 병태생리학적 기전은 명확하지 않으나, 수두대상포진 바이러스가 세포 매개 면역반응과 관련이 있으며, 나이가 들어감에 따라 세포 매개 면역력이 감소하다가 일정 수준 이하로 저하되면 바이러스의 재활성화가 이루어진다고 알려져 있다.2 바 이러스의 재활성화로 인하여 후근신경절에 염증 반응이 발생하고, 이 염증이 척수, 신경근, 신경총 또는 말초 신경 등을 따라 진행하면서 신경 주위에 존재하는 혈 관-신경 장벽을 손상시키는 경우 수두대상포진 바이러 스가 운동신경의 축삭에 접근할 수 있고, 이러한 과정 들에 의하여 운동신경이 침범된다고 알려져 있다.9 운동 신경을 침범하더라도 탈수초화만 발생하게 되면 좋은 예후를 기대할 수 있으나,5 본 증례의 경우와 같이 전기 진단 검사에서 축삭병변이 존재하는 경우에는 회복 정 도를 확인하기 위하여 추적 검사가 필요할 것으로 판단 된다.
대상포진을 유발시키는 인자로는 대상포진 바이러스 에 노출된 과거력이 있는 사람 중 50세 이상의 고령, 면역 저하 상태나 면역 억제 약물 복용, 후천성 면역 결핍증, 골수나 장기 이식, 암, 정신적인 스트레스, 외 상, 당뇨, 흡연 등이 있다고 알려져 있으나,2 그 원인을 과학적으로 명확하게 구분하기가 어려운 경우도 많다.
본 증례의 경우, 위험인자로 50세 이상의 나이와 증상 발생 전 평소와는 달리 육체적 과로를 했다는 사실이 있으며, 이외에도 증상 발생 이틀 전에 시행한 유발점 주사를 위험인자로 추측할 수 있다. 그러나, 나이와 육 체적 과로가 모두 대상포진을 유발하는데 관여했다고 단정하기도 어려울 뿐만 아니라 유발점 주사의 경우에 는 이를 명확하게 외상이나 스트레스로 분류할 수 없다 는 것과 기존의 문헌에 보고가 되어 있지 않으므로 원 인 인자로 포함시키기에는 어려움이 있으나, 원인 인자 로서의 가능성을 완전히 배제할 수는 없으며, 이에 대 한 추가적인 연구가 반드시 필요할 것으로 판단된다.
대상포진에 의한 근위약의 발생 위치는 동반된 피부 병변의 피부분절과 관련이 있으며, 피부 병변은 편측으 로 발생하고, 대개의 경우 1~3개의 피부분절에 국한되 는 것으로 알려져 있다.2 본 증례의 경우, 좌측 상완부 외측, 제 1~5수지 및 견갑골 내측 등에 존재하는 피부 병변의 위치는 경수 5~8번의 피부분절 위치에 해당되 며, 전기진단 검사에서도 적어도 경수 6~8번 근육분절
에 해당하는 부위에 신경병증이 있음을 확인하였다. 이 는 대상포진이 반드시 3분절 이하에만 국한되는 것은 아니며 이환의 범위가 더 확대될 수 있음을 보여주는 예로 Ismail 등5의 보고와 유사하다. 그러나, Ismail 등5이 보고한 증례에서는 피부 병변의 분포가 경수 4~6번 피부분절에 해당되고, 근전도 검사에서는 경수 5번부터 흉수 1번까지의 근육분절이 침범된 경우로, 이 환된 피부분절과 근육분절 사이에 해리가 존재하지만, 본 증례의 경우에는 이환된 피부분절과 근육분절이 거 의 일치하는 소견을 보였다. 국내에서는 박승범 등4이 이환된 피부분절과 근육분절 사이에 해리가 존재하는 비정형 경수 신경병증을 보고한 바 있으며, 국외에서는 피부분절과 근육분절 사이에 해리가 나타나는 경우가 약 10%에 이르는 것으로 보고된 바 있다.6
대상포진에 의한 근위약의 경우 그 예후는 대개 좋은 편으로써, 근위약을 경험한 환자들 중 55~75%에서 거 의 완전한 근력 회복을 보인다고 알려져 있다.10 근력이 회복되는데 걸리는 시간은 1~2년 정도이고, 원위부 마 비가 근위부 마비에 비하여 예후가 좋지 않으며, 마비 의 정도와 회복 사이에는 큰 상관관계가 없다고 알려져 있다.6 본 증례의 경우, 초기에 원위부 근위약이 심하였 으나, 증상 발생 2개월 후 추적관찰에서 원위부 근위약 이 많이 호전된 반면에, 익상견갑골 소견은 지속적으로 관찰되었으며, 감각신경 증상도 호전된 소견을 보였다.
초기 마비의 정도와 회복 사이에 큰 관계가 없다는 것 을 고려할 때 향후 1~2년간 더 많은 증상의 호전을 기 대할 수 있을 것으로 생각된다.
본 증례의 경우 제한점으로는 경추부나 상완신경총 주변 부위의 여러 가지 병변에 의하여 근위약이 발생하 였거나 대상 포진에 의한 근육분절 침범의 범위를 확대 오인할만한 병변을 영상의학적 검사에 의하여 완전하게 배제하지 못하였다는 점이 있으나, 다음의 소견들을 고 려할 때 경추부 주변 부위의 신경 압박 등에 의한 병변 의 가능성은 낮을 것으로 판단된다. 첫째, 시기적으로 경수 6~8번 피부분절에 수포성 질환이 발생함과 거의 동시에 근위약을 보였으며, 둘째로는 근위약을 보였던 근육들의 근육분절이 피부분절의 병변과 거의 일치하였 다는 점이다. 셋째로는 증상 발생 이후 신경압박 치료 와 관련한 별다른 추가적 처치없이 항바이러스를 복용 하면서 근위약이 빠르게 호전되었다는 점과 마지막으로 침근전도 검사에서 경추부 주위 근육에 탈신경 소견이 없었으며, 정중신경 및 요골신경의 감각신경활동전위의 진폭이 감소 되었다는 점 등의 소견을 고려할 때 경추 부 주변 부위의 신경 압박 등에 의한 것이라기 보다는 대상포진에 의한 상왕신경총병의 가능성이 보다 많을 것으로 판단된다.
본 증례는 3개의 근육분절 이상의 척수신경을 광범위 하게 침범한 대상포진의 경우로, 수두대상포진 바이러
스의 이환 범위가 3분절 이상 확대된 국내의 첫 예이 며, 피부분절까지 고려한다면 적어도 4분절 이상이 침 범된 경우이다. 근위약을 동반하는 대상포진 환자들의 진료 시 이환의 범위가 광범위할 수 있음을 항상 고려 하여야 하고, 전기진단 검사를 통하여 이를 반드시 확 인하여야 할 것으로 생각된다.
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