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뇌성마비 진단에서 베일리 발달검사의 유용성

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(1)

210 서 론

뇌성마비는 미성숙한 뇌에 대한 비진행성 병변이나 손상 으로 인한 운동과 자세의 이상을 보이는 임상 증후군으로 서 반사 이상, 근 긴장도 이상, 자세 이상 및 운동발달 지연 등의 특성과 정신지체, 간질, 언어 장애, 시청각 장애 등의 동반 증상을 갖는다.4) 뇌성마비의 진단은 임상적 진단으로 상세한 병력 청취와 근긴장도, 원시반사, 자발운동, 자세반 사 등을 포함한 면밀한 이학적 검사가 필수적이며, 뇌 초음 파, 뇌 전산화단층촬영, 뇌 자기공명영상 등의 영상진단검 사와 유발전위 검사, 뇌파 검사 등의 생리학적 검사에서 보 충적인 정보를 얻을 수 있으며,4) 발달평가 및 기능평가가 진단에 보조적으로 사용할 수 있다. 아동 발달의 영역은 몸 무게, 신장 등의 신체적 발달 이외에 걷고 서기 등의 대운동 발달, 언어 발달, 미세 운동 및 사회성 발달 등으로 나눌 수

있다.17) 기능의 발달을 평가하는 도구는 Gesell 발달검사,16) Denver II 발달검사,11) 베일리 발달검사,8,9) Capute 발달검 사10) 등이 있다. 이 중 베일리 발달검사(Bayley Scales of Infant Development, BSID)는 1969년 Nancy Bayley가 개발한 평가 도구로 2개월에서 30개월의 영유아를 대상으로 정신 발달지수, 운동 발달지수, 유아행동 발달기록의 항목으로 이루어져 있고 유일하게 통계기법을 채택하여 유아의 정신 발달과 운동발달 판정에 객관성을 인정받은 검사이다.8) 1993년 베일리 발달검사의 개정판이 출판되어 현재 전 세 계적으로 널리 사용되고 있다.9)

베일리 발달검사는 발달지연이 의심되는 아동을 평가하 고, 중재적 프로그램 전후 비교를 통하여 효과를 평가하며19) 부모를 교육하고 특정 환아군의 발달의 특징을 찾아내기 위한 목적으로 사용된다.22) 베일리 발달검사를 이용하여 알 코올, 마리화나, 흡연 등의 산전 위험인자를 가진 신생아군 과,18) 극소 체중아,13,15,20) 신생아 가사14) 등의 환아군에 대한 연구가 있었으며, 뇌성마비 환아군에서는 경련성 질환이 발달장애에 미치는 연구에 이용된 적은 있으나,5) 뇌성마비 의 진단을 위한 목적으로 이용된 적은 거의 없었다. 이에 본 연구에서는 발달지연 아동를 대상으로 뇌성마비 진단에 있어 베일리 발달검사의 민감도와 특이도를 구하여 베일리 발달검사가 뇌성마비의 진단에 있어 유용한지 알아보고자 접수일: 2003년 1월 15일, 게재승인일: 2003년 3월 5일

교신저자: 권범선, 충남 천안시 안서동 산 16-5

ꂕ 330-714, 단국대학교 의과대학 재활의학교실 Tel: 041-550-3996, Fax: 041-551-7062

E-mail: bskwon@dankook.ac.kr

본 연구는 2002년 단국대학교 연구비 지원에 의해 이루어진 것임.

뇌성마비 진단에서 베일리 발달검사의 유용성

단국대학교 의과대학 재활의학교실 권 범 선

The Usefulness of Bayley Scale of Infant Development II in the Diagnosis of Cerebral Palsy

Bum Sun Kwon, M.D.

Department of Rehabilitation Medicine, Dankook University College of Medicine Objective: To evaluate the usefulness of Bayley scale of

infant development, 2nd (BSID-II) in the diagnosis of cerebral palsy (CP) among the early childhood with delayed development.

Method: We performed the BSID-II for children with de- layed development who were diagnosed as CP or global developmental delay (GDD). The characteristics of mental developmental index (MDI) and psychomotor developmental index (PDI) of BSID-II were evaluated and sensitivity and specificity of BSID-II in the diagnosis of CP were studied.

Results: While both MDI and PDI were decreased similarly in the GDD, PDI were significantly more decreased than MDI in the CP. The CP with hemiplegic pattern showed high

MDI and PDI compared to those with the other patterns.

When abnormal PDI defined as lower than 85 was used as a diagnostic criteria of CP, sensitivity and specificity were 0.88 and 0.41. When abnormal PDI defined as 13 and higher than MDI was used, sensitivity and specificity for the diagnosis of CP were 0.50 and 0.84.

Conclusion: The characteristic findings of BSID-II in the CP could be used as a supportive diagnostic measurement. We should interpret carefully in the children with hemiplegic pattern because they had a near normal MDI and higher PDI than functional status of hemiplegic limbs. (J Korean Acad Rehab Med 2003; 27: 210-214)

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Key Words: Bayley scale of infant development, Cerebral palsy, Global development delay, Psychomotor developmental index

(2)

연구를 실시하였다. 이와 함께 베일리 발달검사에서의 발 달지수가 뇌성마비의 침범지체별 유형에 따라 차이가 있는 지를 알아보았다.

연구대상 및 방법

1) 연구 대상

2001년 12월부터 2002년 12월까지 단국대학교 재활의학 과의 장애아동 크리닉에 내원한 아동 중에서 발달지연이 의심되는 117명을 대상으로 베일리 발달검사를 시행하였 다. 베일리 발달검사는 Psycological Co.의 BSID-II test kit를 이용하여 일인의 작업치료사가 시행하였고, 검사 방법은 교정 연령을 기준으로 세트 항목(item set)을 사용하였고 최 저 및 최고 항목 규정(basal and ceiling rule)을 이용하여 점 수를 매기고 이를 나이별로 환산하여 정신발달지수(mental developmental index, MDI)와 운동발달지수(psychomotor de- velopmental index, PDI)를 구하였다. 발달검사에서 MDI와 PDI가 모두 85 이상이고 이학적 검사와 방사선 검사에서 정상 소견을 보인 23명과 발달지연은 있으나 교정연령이 12개월 이하로 뇌성마비의 진단이 불명확한 4명을 제외한 총 90명을 대상으로 연구를 시행하였다.

2) 뇌성마비 군과 전반적 발달지연 군의 분류 베일리 발달검사에서 발달지연을 보인 아동을 대상으로 근긴장도, 원시반사, 자발운동, 자세반사 등의 이학적 검사 와 뇌 자기공명영상 검사를 기준으로 뇌성마비를 진단하였 고, 뇌성마비 군(cerebral palsy group, CP)으로 분류하였다.

뇌성마비로 진단되지 않은 아동을 전반적 발달지연 군 (global developmental delay group, GDD)으로 분류하였다. 뇌 성마비 군과 전반적 발달지연 군 간의 베일리 발달검사에 서의 정신발달지수와 운동발달지수를 비교하였고, 정신발

달지수와 운동발달지수 간의 유의한 차이가 있는지 비교하 였다. 뇌성마비 군을 다시 침범지체별로 편마비, 양측마비, 사지마비로 분류하여 각각의 정신발달지수와 운동발달지 수를 비교하였다. 베일리 검사에서 이상이 있는 경우를 뇌 성마비로 진단하였을 때 정신발달지수와 운동발달지수의 뇌성마비 진단의 민감도와 특이도를 조사하였다.

3) 통계

SPSS 통계 프로그램을 이용하여 뇌성마비 군과 전반적 발달지연 군에서 정신발달지수 및 운동발달지수를 각각 t-test를 이용하여 알아보았다. 각 군에서 정신발달지수와 운동발달지수 간의 차이가 나타나는지 paired t-test를 이용 하여 알아보았다. 침범지체별 분류에 따라 운동발달 지수 및 정신발달 지수의 차이는 ANOVA를 이용하여 알아보 았다.

결 과

1) 뇌성마비 군과 전반적 발달지연 군의 베일리 발달수 연구 대상은 총 90명으로 뇌성마비 군 34명, 전반적 발달 지연 군 56명이었다. 베일리 검사 시의 평균 나이는 22.44±

14.47개월이었으며 남자는 58명이고 여자는 32명이었다. 뇌 성마비 군의 경우 침범지체별로 경직형 편마비가 9명, 경직 형 양측마비가 13명, 경직형 사지마비가 8명이었고 운동이 상형 뇌성마비는 4명이었다. 전반적 발달지연 군의 경우 조 산과 관련한 발달 지체 16명, 정신지체 13명, 염색체 이상 7명, 경련성 질환이 5명, 자폐증 1명, 기타 14명 등이었다 (Table 1).

베일리 검사의 정신발달지수는 뇌성마비 군이 79.30이고 전반적 발달지연 군이 80.35로 유의한 차이가 관찰되지 않 았으나, 운동발달지수는 뇌성마비 군이 68.12로 발달지연 군의 평균 82.38보다 통계학적으로 유의하게 낮았다. 뇌성 마비 군에서 정신발달지수와 운동발달지수의 차이는 평균 12.24로 두 가지 발달지수 간에 유의한 차이가 있었으나 전 반적 발달지연 군에서는 통계학적으로 의미 있는 차이가 없 Table 1. Characteristics of Subjects

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Group Classification No. of cases

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Spastic diplegia 13

Spastic quadriplegia 8

Dyskinetic 4

GDD2) (n=56) Premature 16

Mental retardation 13 Chromosomal anomaly 7 Seizure disorder 5

Autism 1

Unknown 14

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ 1. CP: Cerebral palsy, 2. GDD: Global developmental delay

Table 2. Comparison of Developmental Index between Cerebral Palsy and Global Developmental Delay

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Group MDI3) PDI4)* MDI3)-PDI4)

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1. CP: Cerebral palsy, 2. GDD: Global developmental delay, 3. MDI: Mental developmental index, 4. PDI: Psychomotor devel- opmental index

*p<0.05: by student t-test, p<0.05: by paired t-test

(3)

었다(Table 2).

2) 뇌성마비 군에서 침범지체 유형별 베일리 발달지수 뇌성마비 군에서 침범지체 유형별 정신발달지수는 편마 비 군에서 90.00이고 양측마비 군에서 79.08이며 사지마비 군에서 72.88로 편마비 군이 사지마비 군에 비해 유의하게 높았다. 침범지체 유형별 운동발달지수는 편마비 군에서 79.56이고 양측마비 군에서 66.54이고 사지마비 군에서 57.75로 편마비 군에서 사지마비 군에 비해 유의하게 높았 다(Table 3). 편마비 형의 뇌성마비는 정신발달지수가 대부 분 정상이었고 운동발달지수도 전반적으로 발달지연 군과 차이가 없었다.

뇌성마비 군에서 나타난 정신발달지수와 운동발달지수 간의 유의한 차이(Table 2)는 각각의 뇌성마비 유형별에서 도 유의하게 관찰되었었다(p<0.05).

3) 뇌성마비 진단에 있어 베일리 발달지수의 민감도와 특이도

발달지연이 있는 아동에게 베일리 발달검사의 운동발달 지수가 85 미만인 경우를 뇌성마비로 진단했을 경우 운동 발달지수의 민감도는 0.88이고 특이도는 0.41이었다. 정신 발달지수와 운동발달지수의 차이가 13 이상인 경우를 뇌성 마비로 진단하였을 경우 민감도와 특이도는 각각 0.50와 0.84이었다(Table 4).

고 찰

소아의 발달을 평가하는 것은 정확한 발달검사를 통하여 발달지연을 조기에 발견할 수 있게 해주고, 추적관리 시 객 관적인 데이터를 제공하며, 이에 따른 적절하고 체계적인 재활치료 등으로 발육지연 정도를 완화시킬 수 있다. 또한 발달검사를 통해 치료 계획을 수립하고 부모나 가족이 환 아의 문제를 이해하고 협조하여 효과적인 치료를 할 수 있 게 도와준다.5) 0세부터 2세 사이의 영유아를 대상으로 국내 에서 가장 널리 사용되는 발달 평가는 덴버발달선별평가 (Denver Development Screening Test)로서 적은 시간에 간단 하게 검사할 수 있어 선별검사로서 의미가 있다. 그러나 검 사의 성격이나 적용범위 등을 고려할 때 발달 지연의 진단 과 장기적 추적관찰에 사용하기에는 부적절하다.16) 재활의 학과 영역에서는 각 병원의 환자 유형에 따라 필요한 각기 다른 발달 평가 도구를 사용하고 있는데 Munchen Func- tional Developmental Diagnosis (German, Muchen Funkionelle Entwicklungsdiagnostik, MFED),1) Infant Neurological Inter- national Battery (INFANIB),7) Capute 발달검사2) 및 BSID-II5,6) 등이 사용되고 있다. 이 중 BSID-II는 유아행동 발달 항목을 정량화하여 통계기법을 사용함으로써 객관성을 비교적 인 정받고 있다.

본 병원의 장애아동 크리닉에 내원하는 환아 중 많은 비 율이 뇌성마비를 차지하는데 BSID-II가 뇌성마비의 특징적 임상 소견을 반영하는지는 전 세계적으로 아직 연구된 바 가 없다. 따라서 정신발달지수에서 차이가 없는 뇌성마비 군과 전반적 발달지연 군 간에 BSID-II 정신발달지수와 BSID-II 운동발달지수 간에 차이가 나타난 것은 특이할 만 한 소견이었다. 뇌성마비의 정의 중에서 운동과 자세 이상 은 운동발달 지연의 정도가 정신발달 지연의 정도보다 심 할 수 있음을 예측할 수 있어, BSID-II가 뇌성마비의 특성을 잘 반영하고 있다고 할 수 있다. 본 연구에서 뇌성마비 군이 전반적 발달지연 군에서보다 운동발달지수가 유의하게 낮 았고, 정신발달지수는 두 군 간 유의한 차이가 없었다. 그러 나 박 등5)이 보고한 결과에서는 발달지연 군이 뇌성마비 군에서 보다 더 낮은 베일리 운동발달지수를 보였는데, 이 는 발달지연 군의 유형이 다르기 때문으로 생각된다. 박 등 Table 4. Sensitivity and Specificity in the Diagnosis Cerebral Palsy

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CP1) GDD2)

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Below 85 30 33

PDI4)

85 and above 4 23

13 and above 17 9

MDI3)-PDI4)

Below 13 17 47

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ Sensitivity=30/34=0.88

Specificity=23/56=0.41 in the diagnosis CP1) by PDI4)<85 Sensitivity=17/34=0.50

Specificity=47/56=0.84 in the diagnosis CP1) by MDI3)-PDI4)≥13 1. CP: Cerebral palsy, 2. GDD: Global developmental delay, 3. MDI: Metal developmental index, 4. PDI: Psychomotor devel- opmental index

Table 3. Developmental Index according to Type of Cerebral Palsy

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MDI3)* Group PDI4)* Group ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ

CP1)

Hemiplegia (n=9) 90.00±11.29 a 79.56±12.22 a Diplegia (n=13) 79.08±11.25 a b 66.54±11.04 a b Quadriplegia (n=8) 72.88±10.01 b 57.75±5.34 b ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ Dyskinetic type was excluded.

Value are mean±standard deviation.

1. CP: Cerebral palsy, 2. GDD: Global developmental delay, 3. MDI: Mental developmental index, 4. PDI: Psychomotor devel- opmental index

*p<0.05: by Tukey HSD

(4)

5)의 연구가 발달지연의 원인이 밝혀진 환아를 대상으로 하 여 BSID-II를 실시하였고 비교적 운동발달이 지연이 경미 한 다운증후군 등의 염색체 이상을 발달지연 군에서 제외 하였다. 반면 본 연구에서는 발달지연의 원인이 확실하지 않은 경우도 많은 수가 포함되었고, 조산과 관련된 발달지 연과 정신지체 등이 많이 포함되었다. 또한 본 연구에서는 BSID-II를 발달지연의 진단에 사용하고자 하였기 때문에 발달지연이 의심되는 모든 아동을 검사하고 BSID-II가 정 상인 경우를 연구 대상에서 제외하였기 때문에 발달지연이 경미한 경우가 연구 대상에 많이 포함되었다. 이는 BSID-II 가 비정상 발달을 조기에 발견하고 조기치료를 실시하는 근거로 사용될 수 있다9)는 점을 발달지연의 원인을 평가하 는 데 이용한 것이라 하겠다.

뇌성마비의 절반 가량이 읽기에 어려움이 있고, 지능 지 수가 70 또는 80이나 일부 불수의 운동형인 경우는 120인 경우도 있다.3) 뇌성마비의 침범지체 유형에 따라 BSID-II 정신발달지수와 운동발달지수는 편마비, 양측마비, 사지마 비 순으로 높게 측정되었고 편마비 군이 사지마비 군에 비 해 통계학적으로 유의하게 높았다. 그러나 서 등6)이 보고한 결과에서 침범지체 유형에 따른 BSID-II 운동발달지수는 본 연구 결과와 다소 차이가 있는데, 사지마비 군이 BSID-II 운동발달지수가 가장 낮게 측정된 것은 공통적이나 양측마 비 군에서 편마비 군보다 BSID-II 운동발달지수가 높았다.

편마비의 경우 발달 평가에서 각 항목에서 제시한 작업을 수행하여 점수를 취득하는 경우 양손을 써야 하는지는 평 가의 대상이 아니다. 따라서 편마비 형의 뇌성마비는 발달 평가를 해석할 때 실제 운동 기능보다 과대 평가될 수 있으 므로 주의가 필요하고 이는 뇌성마비를 진단하는 데 발달 평가를 사용하는 한계점이라 할 수 있다. 본 연구에서 베일 리 검사를 22개월경에 시행하였음에도 불구하고 이러한 결 과가 나온 것은 편마비 형의 뇌성마비 아동이 일상생활동 작에 있어 적응이 비교적 조기에 나타나고 있다는 것을 반 영하기도 한다.

뇌성마비의 고위험군인 저출생체중아를 대상으로 시행 한 연구에서 뇌성마비를 조기 진단하는 데 있어 BSID-II 운 동발달지수를 이용하여 85점 미만을 뇌성마비로 진단했을 때 4개월에서는 경직형 하지마비, 경직형 편측마비, 경직형 사지마비 군에서 각각 0.15, 0.27, 0.60의 낮은 민감도를 갖 지만 12개월에서는 1.00, 0.75, 1.00의 높은 민감도를 보고한 바 있다.12) 본 연구에서는 BSID-II 운동발달지수를 이용하 여 85점 미만을 뇌성마비의 진단 기준으로 하였을 때 민감 도가 0.88이었지만 특이도는 0.41로 낮은 수치를 보였다. 뇌 성마비 환아에서 BSID-II 운동발달지수가 85점 이상인 경 우는 편마비 총 9명 중 3명을 제외하고 양측 마비 및 사지마 비에서 모두 85점 미만으로 편마비 군을 제외하면 뇌성마 비의 진단에 있어 매우 높은 민감도를 갖는다고 생각된다.

하지만 특이도가 낮은 것은 BSID-II 운동발달지수로 뇌성

마비 진단에 있어 다른 발달지연 아동과 구별해주지 못한 다는 것을 반영한다. BSID-II 정신발달지수와 운동발달지 수의 차이가 뇌성마비 군에서 의미 있게 크게 나타나므로 이를 뇌성마비의 진단에 사용할 경우 민감도는 낮으나 특 이도는 비교적 높아 진단에 참조할 수 있겠다. 이처럼 발달 평가는 뇌성마비의 진단에 보조적인 기능을 할 수 있지만 민감도와 특이도를 고려한다면 뇌성마비의 진단에 있어 임 상적 관찰 및 이학적 검사가 필수적이라 생각된다.

결 론

발달지연을 주소로 내원한 아동을 대상으로 베일리 발달 검사를 시행한 결과 전반적 발달지연 아동의 경우 정신발 달지수와 운동발달지수가 비슷하게 감소되어 있었으나, 뇌 성마비 아동의 경우 운동발달지수가 정신발달지수에 비해 유의하게 감소되어 있었다. 뇌성마비 군은 전반적 발달지 연 군과 비교하여 정신발달지수상에 차이가 없는 경우 운 동발달지수가 유의하게 낮은 특징을 갖고 있으며, 운동발 달지수가 정신발달지수에 비해 13점 이상 낮은 경우를 뇌 성마비로 진단하였을 때 베일리 검사의 특이도는 84%이었 다. 따라서 베일리 발달검사는 뇌성마비 진단에 있어 보조 적인 자료로 사용될 수 있으며, 경직성 뇌성마비의 경우 침 범지체별 유형에 따른 차이를 반영하였다. 편마비 형의 경 직성 뇌성마비에서는 정신발달지수가 높고 운동발달지수 가 실제 기능 상태 보다 높게 측정될 수 있으므로 해석에 유의해야 할 것이다.

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참조

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