44033, 울산대학교병원 재활의학과

VOL. 19, NO. 2, 2020 Case Report

CLINICAL PAIN

129 https://doi.org/10.35827/cp.2020.19.2.129

접수일 : 2020 년 8 월 13 일 , 게재승인일 : 2020 년 9 월 21 일 책임저자 : 김충린 , 울산광역시 동구 방어진순환도로 877

44033, 울산대학교병원 재활의학과

Tel: 052-250-8730, Fax: 052-250-7211 E-mail: [email protected]

전완 골절 과거력이 있던 유방암 환자에서 비전형적 림프부종 발생 1례

울산대학교 의과대학 울산대학교병원 재활의학과

손성욱ㆍ이상철ㆍ김충린

Rapid Lymphedema Progression in Breast Cancer Patient with Previous Forearm Fracture

Sungwook Son, M.D., Sangcheol Lee, M.D. and Chung Reen Kim, M.D., Ph.D.

Department of Physical Medicine and Rehabilitation, Ulsan University Hospital, University of Ulsan College of Medicine, Ulsan, Korea

Fracture is uncommon cause of lymphedema. The mechanism of lymphedema progression is still unknown, but disruption of the lymphatic system during and after fracture might be involved. In contrast, breast cancer surgery is a common cause of lymphedema and is usually caused by the removal of axillary lymph nodes. Sentinel node biopsy (SNB) has been adopted in early breast cancer to reduce the risk of lymphedema. Thus, the incidence of lymphedema in SNB was lowered. However, less than 10% of SNB patients are still diagnosed with lymphedema, but it is known that it took years to diagnose. Recently, we encountered atypical lymphedema occurred after breast cancer surgery with SNB. Symptoms started earlier than usual and were more severe. Interestingly, she has a history of a proximal radial fracture on the same side of SNB. We thought there could be a relationship between the acceleration of breast cancer-related lymphedema and fracture. (Clinical Pain 2020;19:

129-132)

Key Words: Lymphedema, Breast cancer, Radius fractures

서 론

림프 부종은 선천적 또는 후천적인 원인으로 인해 림프 계의 기능 부전이 발생하여 림프액이 간질내 축적되는 질 환이다.

종종 만성적으로 진행되면서 심각한 기능적, 정신 적 장애 및 삶의 질 저하를 유발한다.

임상에서 흔히 관찰 하는 후천적 림프부종은 유방암과 관련된 림프부종이다.

유방암 수술 시 림프절 절제를 함께 시행하여 림프 흐름이 차단되기 때문이며, 방사선 치료 또한 림프부종의 위험인 자로 알려져 있다.

유방암 수술에서 림프절 절제술은 보 통 액와림프절 절제술(axillary lymph node dissection)과 감 시림프절 생검술(sentinel lymph node biopsy)로 나뉘며, 전 자의 경우 보다 광범위한 림프절 절제를 시행하여 24∼

50%의 림프부종 발생률이 보고되고 있다.

이를 개선하기 위해 개발된 감시림프절 생검술의 경우는 암 조직 주변의 소량의 림프절만 선택적으로 제거하기 때문에 10% 이내의

낮은 림프부종의 발생률을 보이고 있다.

유방암 이외에도 복부 림프절제술을 시행하는 부인암, 전립선암의 경우에도 하지 림프부종이 종종 발생하며, 암 질환 이외에도 외상 및 감염, 만성 정맥부전 등에서도 림프 부종의 발생이 보고되고 있다.

하지만 동측 부위에 골절과 유방암의 병력이 함께 있는 경우에 발생한 림프부종에 대 한 보고는 아직 없는 상태로 저자들은 과거 골절의 과거력 이 있는 환자에서 감시림프절 생검술을 시행하였음에도 불 구하고 이른 시일 내 림프부종이 발생하였던 증례가 있어 서 이를 보고하고자 한다. 본 증례는 과거의 외상이 이후의 유방암 관련 림프부종의 발생에 영향을 미칠 수 있음을 보 여준 사례로, 동측 상지에 외상력이 있는 유방암 환자에서 림프부종에 대한 주의가 필요함을 보여준다는 점에서 의의 가 있을 것으로 판단된다.

증 례

우측 유방암 수술 후 보조항암요법을 시행 중이던 69세

여자환자가 일주일 전부터 발생한 우측 상지 부종을 주소

로 재활의학과로 외래로 내원하였다. 우측 유방 중앙 부위

의 1.4 cm 크기 종괴로 2개월전 유방암 수술을 시행 받았

다. 당시 유방보존술 및 감시림프절 생검술을 시행 받았으

며, 3개의 림프절 절제만 이루어졌다. 병리학적 병기는 1기

VOL. 19, NO. 2, 2020

CLINICAL PAIN

130

Table 1. Changes of Circumference in Upper Limbs

Days Side

Metacarpo- phalangeal joint

(mm)

Wrist (mm)

5 cm above wrist (mm)

10 cm below elbow (mm)

Elbow (mm)

10 cm above elbow (mm)

15 cm above elbow (mm)

0 day Right 202 175 208 245 254 276 296

Left 183 166 184 227 233 268 283

Interlimb difference 19 9 24 18 21 8 13

5 weeks Right 210 182 206 249 270 285 298

Interlimb difference 27 16 22 22 37 17 15

8 weeks Right 195 168 188 235 250 269 296

Interlimb difference 12 2 4 8 17 1 13

11 weeks Right 192 166 185 230 244 270 296

Interlimb difference 9 0 3 5 6 2 13

13 weeks Right 200 165 184 230 245 269 292

Interlimb difference 17 −1 2 5 7 1 9

Fig. 1. Photograph of the upper limbs of the patient at 2 months after breast cancer surgery. An orthopedic scar was observed on the right proximal forearm.

로, 수술 후 보조항암요법과 방사선치료를 진행하기로 하 였다. 과거력 상 30년전 낙상으로 인한 우측 요골 골절에 대해 내고정술을 시행 받았으며, 내고정술 시행 후 1년 뒤 제거하였다. 골절 이후 부종 및 다른 불편함 없었으며, 고혈 압으로 약물 복용 중이다. 또한 림프부종 및 다른 특별한 질환에 대한 가족력은 없었다.

내원 당시 우측 상지의 뚜렷한 부종이 관찰되었으며, 함 요 부종과 함께 섬유화가 동반되었다. 팔을 들거나 자고 난 뒤 부종은 호전되지 않았다. 부종부위의 열감이나 발적 등 감염을 의심할 만한 소견은 없었으며, 최근에 무리한 운동 이나 찜질, 마사지 등을 시행 받은 적도 없었다. 우측 근위 전완부 외측으로 약 15 cm가량 골절 수술의 흉터를 확인할 수 있었다(Fig. 1). 내원 당시 양측 팔둘레 측정을 시행하였 으며, 건측과 비교 시 8∼24 mm의 둘레 증가가 관찰되었 고, 주로 전완부에서 그 차이가 컸다(Table 1). 환자의 키는 151.1 cm, 체중 59.3 kg 및 체질량지수는 26 kg/m

으로 경 한 비만 소견 관찰되었다.

부종의 원인 감별을 위하여 혈액 및 영상검사 등을 추가 적으로 시행하였다. 림프신티그래피 검사상 우측 액와 림 프절의 섭취가 관찰되지 않았으며, 우측 원위 전완부의 피 부 역류가 의심소견이 관찰되었다(Fig. 2). 도플러 초음파 검사상 피하조직의 부종 이외에는 심부정맥혈전증이나 정 맥부전 등의 특이소견은 관찰되지 않았다. 심장 초음파 검 사상에서도 특별한 이상소견은 관찰되지 않았다. 최근 2주 내 시행한 혈액검사에서는 전혈구 검사, 전해질 검사 및 생 화학 검사에서 모두 정상 소견 관찰되었다. 우측 전완부위 의 방사선 영상 검사상 우측 요골두의 7.5 cm 원위부에서 골절유합 소견 및 골극이 확인되었다(Fig. 3). 추가적인 우 측 상지 골절부위의 초음파 검사상 연부조직의 특별한 이

상소견은 관찰되지 않았다. 최종적으로 2기의 우측 상지 림 프부종으로 진단하였다.

내원 당시 림프부종 의심 하에 압박붕대법을 포함한 복

합림프물리치료 고려하였으나, 환자의 거부로 우선 상지

압박스타킹 및 모비덤

오토핏 암슬리브(Thuasne, Saint-

Etienne, France)를 적용하기로 하였다. 추후 경과 관찰하면

서 악화 시 압박붕대법을 다시 고려하기로 하였으며, 4주 뒤

부종의 악화 소견으로 붕대압박을 포함한 집중적인 복합림

프물리치료를 시행하였다. 환자는 주 5회씩 4주간 통원치

료를 시행하였으며, 이후 2주간은 가정에서 지속하였다. 붕

대압박 후 부종은 점진적으로 호전되었으며, 이후 더 이상

의 호전은 관찰되지 않아 상지 압박스타킹 이용한 압박치

손성욱 외 2인: 전완 골절 과거력이 있던 유방암 환자에서 비전형적 림프부종 발생 1례

CLINICAL PAIN

131 Fig. 2. Lymphoscintigraphy im- ages of the upper limbs obtained 1 and 2 hours after injection of radionuclide. No visible uptake on right axillary lymph node. And dermal back flow at the lateral side of right distal forearm was ob- served (arrows). Ant: anterior view, POS: posterior view, H: hour.

Fig. 3. Plain radiography of right forearm. Healed proximal ra- dial fracture and osteophyte around the fracture site were ob- served (arrows).

료로 변경하였고, 이후 부종의 재악화는 관찰되지 않았다.

고 찰

유방암 환자의 림프부종 위험인자로는 대표적으로 액와 림프절 절제술, 방사선치료, 비만 등이 있다.

특히 액와림 프절 절제술의 여부 및 절제된 림프절의 수는 림프부종 발 생과 관련이 높은 것으로 알려져 있다.

수술방법에 따라 부종 발생 시기에 차이가 있는데, 여러 액와림프절을 절제 하여 림프순환이 빠르게 차단되는 액와림프절 절제술의 경 우 보통 수술 후 1년 이내에 관찰되나, 소수의 림프절만 절 제하는 감시 림프절 생검술의 경우에는 림프부종 발생률도 낮으며, 서서히 진행하기 때문에 수술 후 36∼48개월 경에

주로 진단되는 것으로 알려져 있다.

하지만 본 증례의 환 자의 경우 감시 림프절 절제술만 시행하였음에도 불구하고 수술 후 2개월 이내의 이른 시기에 림프부종이 발생하여 일반적인 감시림프절 생검술 후의 림프부종과 발생과는 차 이를 보였다. 특히 림프신티그래피 검사상 액와림프절이 전혀 보이지 않았다는 점 역시도 감시림프절 생검술로 인 한 것으로만 설명하기는 어려우며, 액와림프절의 원위부에 서 림프순환이 이미 어느정도 차단되어 있었을 가능성을 나타냈다. 따라서 유방암 수술 이외에 추가적인 림프순환 을 억제하는 원인이 관여하고 있을 것으로 추정하였으며, 그 중 전완부 골절의 외상력이 관련되었을 것으로 생각하였다.

골절 및 외상 후 염증으로 인한 일시적인 부종은 종종 관찰되나, 치료를 필요로 하는 심한 림프부종은 드물게 증 례보고로 보고되고 있다.

기전이 명확하게 알려져 있지는 않으나, 림프신티그래피를 이용한 이전 연구에서 보고된 바에 따르면 외상부위의 조직액 및 림프액의 증가, 림프관 의 수축력 저하로 인해 림프관의 확장이 발생하며, 파괴된 세포 찌꺼기에 대한 면역 반응으로 림프절의 비후소견과 같은 림프반응(lymphatic response)이 나타나는 것으로 알 려져 있으며, 때로는 만성적인 림프흐름의 장애가 지속되 는 것으로 보고하였다.

따라서 본 증례의 경우에도 외상 및 내고정술, 내고정물 제거술과 같은 반복적인 손상으로 인해 만성적인 림프흐름의 장애가 잠재적으로 있었던 것으 로 추정된다.

특히 내고정물 삽입 및 제거를 위해 두 차례에 걸친 수술

은 피하조직에 위치한 표재 림프 순환의 장애를 유발하였

을 것으로 보인다. 림프부종의 경우 피하조직 내 위치한 표

재 집합관의 순환 장애는 림프부종의 발생과 관련이 높은

것으로 알려져 있다.

최근 indocyanine green을 피하 내에

주입하여 근적외선 카메라를 통해 림프의 흐름을 확인할

VOL. 19, NO. 2, 2020

CLINICAL PAIN

132

수 있는데, 증례의 골절 수술부위인 전완부 외측 역시도 여 러 표재집합관이 지나가고 있음을 문헌을 통해 확인할 수 있다.

따라서 환자의 경우 외상과 반복된 수술로 인한 유 착과 흉터는 피하조직 내 표재집합관의 손상을 더욱더 유 발하였을 것으로 보인다. 비슷한 경우로 화상 후에도 이런 피하조직의 손상으로 인한 림프부종의 발생이 보고되기도 하였다.

하지만 본 증례의 환자에서 골절 후 부종은 명확하게 드 러나지 않았었는데, 아마도 수상부위 주변으로 림프의 측 부순환이 존재하였을 가능성이 있으며,

또는 심한 림프 부 하가 증가할 상황이 이후에 없었기 때문이었을 것으로 생 각된다. 하지만 유방암 치료를 위한 감시림프절 생검술 후 에는 림프의 흐름이 액와부에서 추가적으로 차단됨으로써 림프부하가 갑작스럽게 증가하면서 육안으로 뚜렷한 림프 부종을 유발하였던 것으로 보인다. 특히 2개월 이내의 이른 시기에 발생하였고, 부종의 악화가 골절 부위의 원위부에 서 뚜렷하였으며, 림프신티그래피상 피부 역류가 손목주변 으로 관찰되었다는 점 역시도 이러한 전완부 근위부의 만 성적인 림프순환 장애가 이미 존재하였음을 나타내는 소견 으로 여겨진다.

끝으로, 본 증례는 과거 골절의 외상력이 있는 환자에서 유방암 수술 후 발생한 비전형적 양상의 림프 부종에 대한 증례로, 이전 외상의 과거력과 이어진 정형외과적 수술이 잠재적 림프부종을 유발하였을 가능성이 있기 때문에, 이 러한 과거력이 있는 경우 비록 감시림프절 생검술만 시행 하였다 하더라도 림프부종 발생에 대한 주의와 관찰이 필 요하다고 저자들은 생각한다.

REFERENCES

1. Grada AA, Phillips TJ. Lymphedema: pathophysiology and clinical manifestations. J Am Acad Dermatol 2017; 77:

1009-1020

2. Zou L, Liu FH, Shen PP, Hu Y, Liu XQ, Xu YY, et al.

The incidence and risk factors of related lymphedema for breast cancer survivors post-operation: a 2-year follow-up prospective cohort study. Breast Cancer 2018; 25: 309-314 3. McDuff SGR, Mina AI, Brunelle CL, Salama L, Warren

LEG, Abouegylah M, et al. Timing of lymphedema ater treatment for breast cancer: When are patients most at risk?

Int J Radiat Oncol Biol Phys 2019; 103: 62-70

4. Borman P. Lymphedema diagnosis, treatment, and fol- low-up from the view point of physical medicine and re- habilitation specialists. Turk J Phys Med Rehabil 2018; 64:

179-197

5. Suami H. Anatomical theories of the pathophysiology of cancer-related lymphoedema. Cancers (Basel) 2020; 12 6. Cohen MD. Complete decongestive physical therapy in a

patient with secondary lymphedema due to orthopedic trau- ma and surgery of the lower extremity. Phys Ther 2011;

91: 1618-1626

7. Pereira de Godoy AC, Ocampos Troitino R, de Fatima Guerreiro Godoy M, Pereira de Godoy JM. Lymph drain- age of posttraumatic edema of lower limbs. Case Rep Orthop 2018; 2018: 7236372

8. Szczesny G, Olszewski WL, Gorecki A. Lymphoscintigraphic monitoring of the lower limb lymphatic system response to bone fracture and healing. Lymphat Res Biol 2005; 3:

137-145

9. Lee YW, Lee SH, You HJ, Jung JA, Yoon ES, Kim DW.

Lymphatic vessel mapping in the upper extremities of a healthy Korean population. Arch Plast Surg 2018; 45:

152-157

10. Balakrishnan C, Bradt LM, Khalil AJ, Trupiano JM.

Lymphedema of the upper extremity following circum-

ferential burns. Can J Plast Surg 2004; 12: 79-80