어깨 수술 후 발생한 외안근마비를 동반한 시각 소실 김종훈

어깨 수술 후 발생한 외안근마비를 동반한 시각 소실

김종훈

, 하현욱

, 허 환

, 이승한

1전남대학교 의과대학 신경과학교실, 전남대학교병원 신경과, ²전남대학교 의과대학 안과학교실, 전남대학교병원 안과

Visual Loss with External Ophthalmoplegia after Shoulder Operation

Jong-Hun Kim, MD

, Hyeonuk Ha, MD

, Hwan Heo, MD

, Seung-Han Lee, MD

1Department of Neurology, Chonnam National University Hospital and Chonnam National University Medical School, Gwansju; ²Department of Ophthalmology, Chonnam National University Hospital and Chonnam National University Medical School, Korea

Postoperative visual loss rarely develops, but its outcome is usually unfavorable. The patho-mechanism is also uncertain, though embolism, hypoperfusion, venous congestion, and direct pressure to eye have been suggested. We present a case of post-opera- tive unilateral visual loss and external ophthalmoplegia after shoulder surgery who showed ischemic optic neuropathy, central retinal artery occlusion, orbital myositis, and trigeminal nerve injury. Ischemic injury in the ophthalmic artery territory was a sus- pected patho-mechanism of this case. Visual loss was irreversible despite immediate treatments.

Keywords: Postoperative visual loss; Ophthalmoplegia; Ischemic optic neuropathy; Central retinal artery occlusion

수술 후 발생하는 시각소실은 드물게 발생하는 합병증이지만, 대 부분 예측할 수 없으며 시력과는 무관한 부위의 수술 후에 발생하게 되어 의사 및 환자 모두를 곤란하게 만든다. 이러한 증례들은 신경안 과 영역 외에도 수술과 관련되는 외과학, 마취과학 등 여러 임상 분야 의 문헌에 보고되고 있다.

수술 후 시각소실의 발병률은 문헌에 따라 차이는 있지만 약 0.1%에서 1.0%로 알려져 있는데, 시각소실이 비가역 적인 경우가 많아서 예후가 좋지 않다.

수술 후에 발생하는 시각소실 에 대한 보고가 최근 증가하는 경향을 보이고 있는데,

그 기전은 다 양하고 아직은 모호한 경우가 많다. 심장 수술 시 심장색전으로 인한 경색,

복와위(prone position)나 경사가 급한 트렌델렌버그 자세(steep Trendelenburg position) 등으로 인한 안압의 상승,

수술 중 저혈압이 나 혈액의 소실로 인한 허혈성 손상 등

다양한 기전에 의해 발생하 는 것으로 알려져 있지만, 발병기전이 불명확한 경우도 많다.

저자들은 전신마취하에서 앉은 자세로 어깨 수술을 시행한 후에 편측 시각소실이 발생하고, 이에 동측의 외안근마비와 이마부위의 감

각이상이 동반되었던 증례를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하 고자 한다.

증  례

60세 남자 환자가 개인 정형외과 병원에서 좌측 회전근개파열에 대 해 관절경하 어깨 수술을 시행받았다. 기저질환으로는 제2형 당뇨와 이상지질혈증을 가지고 있었다. 수술은 전신마취하에서 30-40도 정 도 등쪽으로 기울여 앉은 자세에서 이루어졌다. 수술 중 자세유지를 위해 환자의 머리는 수술대 등받이 사이에 충격완화 쿠션을 끼운 후 탄력 붕대를 이용해 고정하였다. 이때 안구나 안와 주변으로의 직접 적인 압박은 없었다. 환자의 좌측 아래팔과 손은 수술 중 자세의 안전 성을 위해 사지 위치잡이(limb positioner) 위에 고정되었고, 무균천으 로 덮여졌다. 수술은 약 3시간 동안 진행되었으며, 수술 중에 중대한 혈압의 변동이나 과다한 출혈은 없었다. 성공적으로 수술이 끝난 후

Correspondence to: Seung-Han Lee, MD

Department of Neurology, Chonnam National University Hospital, 42 Jebong-ro, Dong-gu, Gwangju 61469, Korea Tel: +82-62-220-6274, Fax: +82-62-228-3461, E-mail: [email protected]

Received: May 18, 2018 / Accepted: Jun. 17, 2018

CASE REPORT

회복실에서 환자는 좌안의 시각소실과 함께 좌측 이마부위의 감각 이상을 호소하였다. 환자는 즉시 본원 응급센터로 전원되었다.

전원 후에 시행된 신경학적진찰에서 환자는 광각인지(light percep- tion)도 안 될 정도로 좌안에 현저한 시각소실이 관찰되었다. 동공산 대는 저명하지 않았으며, 불빛반사 검사에서는 좌안의 직접반사가 소 실되어있었고, 좌안에서 상대구심동공결손(relative afferent pupillary defect, RAPD)이 관찰되었다. 좌안의 완전안구운동 마비 소견과 함께, 좌측 이마부위(V1 dermatome)에 감각저하를 보이고 있었다(Fig. 1A).

안구견인검사(forced duction test)에서 좌안의 수동적인 움직임에도 일부 제한을 보이고 있었다. 그 외 신경계 기능은 모두 정상이었다. 신 경학적진찰 결과를 토대로 동안신경의 마비가 뚜렷하진 않았으나, 좌 측 2, 3, 4, 6 및 5번 뇌신경의 첫 번째 분지(ophthalmic branch)의 손상 이 동시에 발생한 안와꼭지증후군(orbital apex syndrome)의 가능성

이 높을 것으로 판단 후 추가적인 검사를 시행하였다.

일반 혈액검사 및 전해질, 간기능, 신장기능 검사 등 일반 혈청학적 검사에서 백혈구 수치(12,500/mm

)와 creatine kinase (505U/L)가 다소 상승되어 있는 것 외에는 모두 정상이었다. 갑상선호르몬 및 갑상선 자가항체검사 결과는 정상이었고, 당화혈색소는 7.1%로 상승되어 있 었다. 요 분석 검사에서는 특이소견 관찰되지 않았고, C3, C4 보체와 항핵항체(ANA), 항호중구세포질항체(ANCA) 등의 자가면역 검사에 서도 이상소견은 관찰되지 않았다. 뇌척수액검사에서 백혈구는 검출 되지 않았고, 당과 단백질 모두 정상범위 이내였다.

안저촬영검사(fundus photography)에서 우안에서는 경증의 비증 식성 당뇨망막병증을 시사하는 미세동맥류를, 좌안에서는 시신경 유두의 창백과 앵두반점(cherry red spot)을 보였으며(Fig. 2A), 형광안 저조영검사(fluorescein angiography, FAG)에서 팔-망막 순환시간(arm Fig. 1. Nine-gaze photographs of the patient. After arthroscopic shoulder surgery, external ocular movements of the left eye were significantly limited in all directions

A

B

to retina time)의 지연 및 동정맥이행시간(arteriovenous transit time) 지 연과 함께 망막동맥 분지부위 전반에 걸친 동맥경화가 관찰되었다 (Fig. 2B). 빛간섭단층촬영(optical coherence tomography, OCT)에서는 좌안의 내측 망막의 반사율과 두께가 증가되어 있었다(Fig. 2C).

Gadolinium 조영증강 뇌자기공명영상검사에서 좌측 안와꼭지 및 해면정맥동(cavernous sinus) 부위는 정상소견을 보이면서, 좌측 시신 경 및 외안근의 조영증강과 부종이 관찰되었다. 뇌 확산강조 영상에 서는 좌측 시신경부위의 고신호 강도와 부종이 관찰되었고, 뇌자기 공명혈관조영 영상에서 대뇌동맥 및 경동맥에 뚜렷한 협착이나 폐쇄 등은 보이지 않았다(Fig. 3).

환자가 보이고 있는 임상증상과 시행한 검사소견을 종합해볼 때, 처음 생각했던 안와꼭지증후군이나 해면정맥동증후군보다는, 좌안 에서 망막중심동맥(central retinal artery) 폐쇄와 허혈시신경병증

(ischemic optic neuropathy) 등 허혈 손상의 증거가 뚜렷하였기에, 외 안근마비와 삼차신경 눈분지 감각이상도 허혈 손상에 의한 것일 가 능성이 높다고 생각하였다.

고용량 스테로이드 정주요법(메틸프레드니솔론, 1 g/day)을 5일간 시행하였고, 이어서 경구 프레드니솔론 제재를 도입하여 3주간에 걸 쳐 감량하였다. 항혈소판제(실로스타졸 200 mg/day) 투약을 시작하 였고, 안과적으로 안구마사지와 안압강하치료(brimonidine tartrate 점안요법)를 병행하였다. 이후 좌측 이마부위 감각이상은 입원 5일째 완전히 회복되었다. 좌안의 외안근마비는 입원 기간 중 호전되기 시 작하여, 내원 약 2개월째 시행하였던 추적관찰에서 거의 호전된 모습 을 보였다(Fig. 1B). 시력소실은 외래 추적관찰 7개월째까지 지속되었 고, 이후 추적관찰에서 중도탈락되었다.

고  찰

수술 후 발생하는, 특히 시각소실과 같은, 안과적인 합병증에 대한 다양한 보고가 이루어지고 있다. 기존 보고에 따르면 수술 후 시각소 Fig. 2. Ophthalmologic examinations. Fundus photograph shows microaneurysms

(thin arrows) in the right eye, and diffuse pale retina and cherry red spot (arrow head) in the left eye (A). Fluorescein angiography (FAG) reveals delayed arm to retina time and delayed arterio-venous transit time. FAG also shows diffuse atherosclerosis (thick arrows) at the branch retinal artery (B). Optical coherence tomography shows diffuse increased thickness of the retina, and the hype-reflec- tivity of the inner retina. There are also hypo-reflectivity of the outer retina (C).

OD, oculus dexter; OS, oculus sinister.

A

B

C

Fig. 3. Brain MR images. Diffusion weighted and apparent diffusion coefficient

A B

C D

실의 발생률은 약 0.1%에서 1.0%의 비율로 다양하다.

시각소실이 합 병증으로 발생하였던 안구 외 수술적 치료로는 척추수술, 일반외과 시술, 심장수술, 신경외과시술, 두경부수술, 지방흡인술, 부비강수술, 치과시술, 경막천자, 산과수술, 요도경유 전립선절제술 등으로 다양 하게 보고되었다.

미국에서 안구 외 수술 후 발생하는 시각소실에 대 한 위험요인을 찾기 위한 국가 등록이 이루어졌고, 총 23증례가 수집 되었다. 이 중 수술 후 발생하는 시각소실의 57%가 엎드린 자세에서 이루어진 척추수술, 22%가 심폐우회수술 후에 발생하였다.

수술 후 시각소실의 원인으로는 허혈신경병증, 망막중심동맥 폐쇄, 피질시각 상실 등이 보고 되었고, 기전으로는 동맥경화성 또는 공기색전증(air embolism), 지속적인 저혈압이나 빈혈, 안구로 부적절한 정맥배출(ve- nous drainage), 안구에 직접적 외압 등이 알려져 있다.

우리 증례는 전신마취하에서 앉은 자세로 특별한 혈압의 변동이나 출혈없이 어깨수술을 시행한 후에 편측 시각소실, 동측의 완전 안구 운동마비가 발생하였다. 즉, 좌안의 afferent 및 efferent system에 전반 적인 결손을 보였고, 이와 더불어 동측 삼차신경의 첫 번째 분지인 눈 신경분지 영역에서 감각저하를 보이고 있었다. 신경학적진찰에서는 안와꼭지부위의 병변이 의심되었으나, 뇌영상 및 신경안과검사에서 는 허혈손상에 따른 증거들이 관찰되었다. 우선 좌안의 망막중심동 맥폐쇄를 시사하는 소견으로 안저촬영검사에서 시신경 유두의 창백 과 앵두반점이, 형광안저조영검사에서 팔-망막순환시간과 동정맥 이 행시간의 지연이 관찰되었다.

OCT에서 급성기의 망막중심동맥 폐 쇄에서 보이는 좌안의 망막 전반에 두께 증가와 함께 망막내층의 반 사율 증가가 관찰되었으며, 망막색소상피층(retinal pigment epitheli- um layer)을 포함한 망막외층에서는 반사율 감소가 확인되었다.

또한 망막동맥 분지의 전반에 걸친 동맥경화 소견이 함께 관찰되었다.

Gadolinium 조영증강 뇌자기공명영상검사에서 좌측 시신경과 외안 근의 조영증강 및 부종이, 뇌 확산강조영상에서 좌측 시신경부위의 고신호 강도와 부종이 각각 관찰되었다. 이는 좌측 허혈시신경병증과 함께 외안근의 근육병증을 생각해볼 수 있다.

이러한 결과들을 종 합해 볼 때 좌측의 허혈시신경병증 및 망막중심동맥 폐쇄가 발생한 것은 뚜렷해 보인다. 여기에 동반된 외안근의 근육병증, 삼차신경의 눈신경 분지의 손상을 어떤 원인으로 설명하느냐가 문제인데, 뇌자기 공명영상검사 소견, 정상 뇌척수액검사 및 허혈성 손상에 의한 시력 소실과 동시에 발생한 점을 볼 때 이 역시 허혈손상에 의한 것일 가능 성이 높다고 판단된다.

시신경, 망막중심동맥, 외안근 그리고 삼차신경의 눈신경분지는 모 두 경동맥에서 분지되는 안동맥(ophthalmic artery)으로부터 혈류를 공급받는다는 공통점이 있다.

따라서 경동맥 말단부위의 동맥경화 가 있거나 심장색전증, 지방색전증, 공기색전증 등으로 인해 안동맥의

폐색이 발생한다면 이러한 부위에 동시 다발적으로 허혈 손상이 발 생할 수 있을 것으로 생각된다. 그러나 이 환자의 자기공명혈관조영술 에서는 대뇌혈관 및 경동맥 부위의 뚜렷한 동맥경화나 색전증 등으로 인한 폐색 등의 소견은 관찰되지 않았다. 또한, 이 환자에서는 안동맥 폐색보다 망막중심동맥 폐색에서 더 특징적으로 나타나는 망막 진 찰 소견을 보이고 있어, 시행된 원인평가에서는 밝혀지진 않았지만 원 인미상의 색전이 안동맥 폐색을 일으킨 후 말단부로 이동하여 망막 중심동맥 폐쇄를 일으켰을 거라는 추론이 가능하다.

하지수술 중에는 혈전색전증(thromboembolism)이 비교적 흔히 발 생하는 것으로 알려져 있지만, 어깨수술 이후 발생한 혈전색전증과 관련된 보고는 드물다. 또한, 관절경하 어깨수술 후 발생한 공기색전 증이나 심부정맥혈전증, 폐색전증과 같은 정맥혈전에 대한 보고는 몇 차례 있었으나,

동맥색전증에 관한 보고는 거의 없었다. 이 환자는 기 저질환으로 제2형 당뇨와 이상지질혈증을 가지고 있었으나 심방세동 이나 심부전과 같은 심장색전증의 위험 요소는 없었고, 경동맥 부위 의 동맥경화 등도 확인되지 않았다. 따라서 수술 중 지방색전증이나 공기색전증이 발생하였을 가능성도 완전히 배제할 수 없다.

다른 기전적 원인으로 뇌자기공명혈관조영 검사에서는 저명한 경 동맥의 협착은 관찰되지 않으나, 안동맥 부위에서부터 망막동맥 분 지 부위에 죽종성질환(branch atheromatous disease)이 기저해 있다가 수술 중 허혈손상을 일으켰다고 추론해볼 수 있으나, 수술 중에 뚜렷 한 저혈압이나 관류저하를 일으킬 만한 원인은 확인되지 않았다.

우리 증례와 같이 수술 후에 시각소실과 외안근마비가 함께 일어 난 경우는 매우 드물다. 엎드린 자세에서 진행된 척추수술 이후 외안 근마비와 망막중심동맥 폐쇄가 일어난 두 건의 증례가 있었는데 여기 서는 병인을 안구압박으로 인한 안구주변 혈관의 폐색으로 설명하고 있었다.

또 다른 증례에서는 발치 이후 상악동, 부비강을 통해 안와 꼭지 부위까지 침범한 감염으로 인한 안와꼭지증후군과 함께 망막중 심동맥 폐색이 일어난 보고도 있었다.

시력 소실과 외안근마비가 동 시에 나타난 경우로서 기존에 보고된 증례에서는 해면정맥동의 혈전 증과 함께 허혈시신경병증이 발생하거나, 해면정맥동의 혈전증으로 인해 허혈시신경병증 및 망막동맥의 폐쇄가 같이 발생한 경우도 있었 다.

이러한 경우라면 해면정맥동 부위에서 신경손상에 의한 외안근 마비 및 삼차신경이상과 허혈시신경손상을 각각 명확히 설명할 수 있 으나, 이 환자에서는 뇌 자기공명혈관조영술및 형광안저조영검사상 해면정맥동 혈전증의 증거는 관찰되지 않았다.

저자들이 조사한 바에 따르면 어깨수술 후 시각소실과 외안근마

비가 함께 일어난 증례는 문헌검색을 통해 한 건의 보고를 확인할 수

있었다.

우리 증례와 유사하게 이 보고에서도 환자는 앉은 자세에서

이루어진 어깨수술 후 우안의 시력소실과 외안근 마비증상을 보였다.

그러나 우리 증례와는 달리 시행한 혈관조영술을 포함한 뇌자기공명 영상 검사는 특이소견을 보이지 않았으며, 안저촬영검사 및 형관안저 촬영에서 저명한 망막의 이상소견을 보이지 않았다. 동공검사에서는 RAPD가 관찰되었고, 광각인지만 가능한 정도의 시력소실과, 모든 방 향으로의 안구 움직임에 장애를 보이고 있었다. 6개월 후 추적검사에 서 시력과 안구움직임에 뚜렷한 호전을 보였으나 우안의 RAPD 및 측 두부 시신경의 창백 소견을 보여 우측 시신경병증으로 생각하였다.

환자는 흡연자였으며 수술 전 고혈압을 보였던 것 외에, 수술 후 시각 소실 발생의 위험인자를 가지고 있지 않았고, 수술 중 중대한 저혈압 소견이나 혈액소실도 없었다. 저자들은 환자의 수술방법, 자세, 마취 방법 등이 환자의 증상에 영향을 미쳤을 것으로는 생각하지 않았고, 실제로도 안구 주변으로의 직접적인 압박은 없었고, 심장 수술과 같 이 심장색전증의 위험이 높은 수술도 아니었다. 이론적으로 수술 도 중 공기색전증이 발생하였을 가능성도 배제할 수 없지만, 시행한 뇌 자기공명영상 검사 및 망막검사에서 색전의 증거는 발견되지 않았다.

최종적으로 이 환자에서 원인은 밝혀지지 않았다.

우리 증례에서 환자는 어깨수술 후 허혈시신경병증, 망막중심동맥 폐쇄, 외안근의 근육병증, 삼차신경의 눈신경분지 손상을 동시에 보 였으며, 이것은 이 증례에서만 보이는 특징으로 생각된다. 색전증이나 동맥경화로 인한 허혈과 이에 동반될 수 있는 신경병증이 원인으로 생각되지만, 기존의 보고와 같이 원인을 명확히 밝히기는 어려웠다.

중요한 점은 이 환자에서의 시각소실이 예측하지 못한 상태에서 발생 하였고, 비가역적이었다는 점이다. 수술 후 발생하는 시각소실을 예 측하고 예방하기 위한 노력이 이루어지고 있지만 여전히 시각소실의 기전이 불명확한 경우가 많기 때문에,

이러한 합병증 예방을 위한 다 양한 연구와 노력이 필요하다.

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