대한소화기학회지 2008;51:48-51
접수: 2007년 6월 25일, 승인: 2007년 12월 6일 연락처: 이형석, 430-733, 경기도 안양시 만안구
안양 5동 613-9 샘안양병원 내과 Tel: (031) 467-9107, Fax: (031) 467-9256 E-mail: [email protected]
Correspondence to: Hyung Suk Lee, M.D.
Department of Internal Medicine, Sam Anyang Hospital, 613-9, Anyang 5-dong, Anyang 430-733, Korea
Tel: +82-31-467-9107, Fax: +82-31-467-9256 E-mail: [email protected]
소장과 유착된 장간막 종괴로 나타난 방선균증 1예
샘안양병원 내과
김석영ㆍ이형석ㆍ김소미ㆍ이원준ㆍ이지연ㆍ최승진ㆍ전일영ㆍ이현정
A Case of Abdominal Actinomycosis Presenting as Mesenteric Mass
Seok Young Kim, M.D., Hyung Suk Lee, M.D., So Mi Kim, M.D., Won Jun Lee, M.D., Ji Yeon Lee, M.D., Seung Jin Choi, M.D., Il Young Chon, M.D., and Hyun Jeong Lee, M.D.
Department of Internal Medicine, Sam Anyang Hospital, Anyang, Korea
Actinomycosis is an indolent, slowly progressive infection caused by Actinomyces species and usually results in the formation of characteristic clumps called sulfur granules. Depending on the site of primary infection, it is ge- nerally classified as cervicofacial, thoracic, and abdominal type. Abdominal actinomycosis is often difficult to di- agnose before operation because of its infrequent and chronic disease progression without any characteristic clin- ical features. In principle, diagnosis is based on histologic demonstration of sulfur granules in pus or surgically resected specimen, and the treatment consists of long-term antibiotic therapy coupled with or without surgical resection. We report a case of abdominal actinomycosis presenting as mesenteric mass adhering to small bowel confirmed by laparoscopic exploration and biopsy. Treatment with intravenous penicillin for 4 weeks followed by additional oral therapy for 11 months resulted in clinical resolution. (Korean J Gastroenterol 2008;51:48-51) Key Words: Actinomycosis; Mesentery; Mass
서 론
방선균은 인체의 구강, 위 장관 및 여성 생식기에 존재하 는 상재균으로서, 주로 경안면부, 흉부, 복부 및 골반부에 만성 화농 육아종 질환을 일으킨다.1 복부 방선균증은 드문 질환으로서 다양한 복부 증상을 보여 충수돌기염과 같은 급 성 염증이나 결장 혹은 부인과적인 악성 종양으로 흔히 오 인된다.2 방사선 검사로 정확한 진단을 내리기는 어려우며 수술 후 조직 검사나 배농을 통해 방선균을 동정하거나 특 징적인 황과립(sulfur granule)을 확인함으로써 진단되는 경 우가 많다.3 주로 충수돌기, 결장, 위, 간, 담낭의 순으로 발 생하며,4 장간막에 발생하는 경우는 극히 드물다. 이에 저자
들은 48세 여자 환자에서 소장 장간막에 발생한 방선균증 1 예를 경험하였기에 보고한다.
증 례
48세 여자 환자가 내원 20일 전부터 간헐적인 발열과 함 께 좌측복부 통증이 있어 타 병원에서 약 5일간 입원치료를 받았으나 증상 호전 없어 본원 내과 외래를 방문하였다. 과 거력에서 자궁내 피임장치를 10년 동안 사용하였다가 10년 전에 제거하였으며, 그 외 특이 사항은 없었다.
내원 당시 혈압은 100/60 mm Hg, 맥박은 72회/분, 호흡수 는 20회/분, 체온은 36.5oC였다. 의식은 명료하였고 급성 병
김영석 외 7인. 소장과 유착된 장간막 종괴로 나타난 방선균증 1예 49
Fig. 1. Abdominal CT scan shows an ill defined, heterogenously enhanced mesenteric lesion in left anterior aspect of the small bowel (arrow).
Fig. 2. Gross finding of surgically resected specimen shows an 6×5×3 cm sized inflammatory mass with dark brown exudate and it adheres to the small bowel.
Fig. 3. Microscopic finding of the resected mass shows sulfur granules in abscess (H&E, ×200).
색을 보이고 있지 않았다. 두경부 진찰에서 림프절 종대는 없었고 결막은 약간 창백하였으며, 공막에 황달은 관찰되지 않았다. 흉부 및 심장 청진에서 특이 소견 없었다. 복부 진 찰에서 촉지되는 종괴는 없었고, 좌측복부에 중등도의 압통 이 있었으나 반발통은 없었다.
말초 혈액 검사에서 백혈구 6,000/mm3, 혈색소 12.6 g/dL, 헤마토크릿 38.1%, 혈소판 242,000/mm3이었으며, 혈청 전해 질 및 생화학 검사에서 Na 137 mmol/L, K 4.0 mmol/L, Cl 100 mmol/L, AST 21 IU/L, ALT 16 IU/L, ALP 75 IU/L, Total bilirubin 0.4 mg/dL, protein 9.6 g/dL, albumin 3.4 g/dL, BUN 8 mg/dL, Cr 0.6 mg/dL이었다. 단순 흉부 및 복부 촬영에서 이상 소견은 없었다. 그러나 복부전산화단층촬영에서 배꼽 에서 약 2-3 cm 상방으로 좌측의 장간막에 비균질성으로 조 영 증강되는 종괴가 관찰되었다(Fig. 1). 이후 시행한 소장 조영술 검사에서는 특이 소견이 관찰되지 않았다. 정확한
진단을 위해 시험적인 복강경 검사를 시행하였다. 복강경 소견에서 소장(회장 근위부) 주위 장간막에 약 5 cm 직경의 종괴가 관찰되었고, 이 종괴는 소장의 장막에 심하게 유착 되어 있었다. 종괴 및 유착된 소장에 대한 부분 절제술을 시 행하였다. 종괴는 육안적으로 6×5×3 cm의 크기에 표면에 검은 갈색의 삼출액이 있었다(Fig. 2). 절제된 소장 점막의 육안적 소견은 정상이었으며, 장간막 종괴에 대한 조직 검 사 결과 황과립이 포함된 농양이 관찰되어 방선균증으로 진 단할 수 있었다(Fig. 3).
진단 후 약 4주 동안 penicillin G 500만 단위를 6시간 간 격으로 정맥주사 하였고 퇴원 후 amoxicillin/clavulanate를 11 개월 동안 복용하였으며, 증상 호전되어 현재 외래에서 추 적 관찰 중이다.
고 찰
임상적인 방선균증의 가장 많은 원인균은 Actinomyces israelii이다. 그람양성 혐기 사상체 형성균으로서 구강과 위 장관내에서 정상적으로 상재하지만 손상된 조직에만 감염 을 일으키는 것으로 보고되어 있다.5 방선균증은 주로 경안 면부(50%), 복부(20%) 및 흉부(15%)에 감염을 일으킨다.6 복 부 방선균증이 가장 호발하는 부위는 충수돌기이며, 그 외 에 대장, 간, 췌장, 담낭, 소장 및 복벽의 순으로 발생한다.4,7 원발성으로 장간막을 침범한 예는 극히 드물어 전 세계적으 로 단지 10예 정도 보고되어 있다.8
일반적으로 방선균은 정상 점막을 뚫지 못하므로 충수염, 장천공, 이전에 시행한 수술, 이물질, 종양 등의 점막 외상 이 방선균의 침투에 선행하며,6,9 일단 점막을 통과한 후에 는 복강 내에서 점차 증식을 하지만 혈액이나 림프관을 통 한 전이는 드물다.6,10 그리고 당뇨, 종양, 만성 소모 질환 및
50 The Korean Journal of Gastroenterology: Vol. 51, No. 1, 2008
면역 억제 상태 등의 선행 질환이 있는 경우에도 발생률이 증가하며, 여성에서 자궁 내 피임장치(IUD)와 관련되어 발 생하기도 한다.11 방선균증의 발생빈도와 자궁 내 피임장치 의 사용기간은 비례하는 것으로 알려져 있다.11,12 한편 자궁 내 피임장치와 관련해서 골반강 내 원발 병소 없이 복벽에 발생한 방선균증 보고 예들도 있다.13
이번 증례에서 근위부 회장 장간막 종괴로 나타난 것에 대해서는 앞의 자궁 내 피임장치와 동반된 복벽방선균증 보 고 예들과 관련지어서 생각해 볼 때, 10년 동안의 자궁 내 피임장치 사용력이 선행인자로 작용했을 가능성을 추정해 볼 수 있으나, 장치 제거 후 10년이 지난 후에 발생한 점에 서는 가능성이 낮다고 판단된다. 한편 유착이 있었던 소장 점막 및 장벽이 정상소견을 보여 주위 장점막을 통한 방선 균의 침투 가능성이 높지 않지만 주위 조직으로의 심한 침 범에 비해 정상 점막 소견을 보이는 경우들이 있어 원발 점 막 손상이 시간이 흐름에 따라 치유되었거나, 방선균종이 정상점막을 침범할 정도로 강한 병원성을 가지고 있을 가능 성에 대해서도 고려해 봐야 할 것으로 생각한다.14 따라서 여전히 정확한 원발 병소는 확실치 않은 상태이다.
복부 방선균증은 상당히 드문 질환이며 특징적인 임상소 견이 없기 때문에 수술 전에 진단이 내려지는 경우는 10%
내외 밖에 되지 않는다.15 임상증상으로는 복통, 식욕부진, 오한, 발열 및 체중 감소 등의 비특이적인 증상을 나타내는 경우가 많다.2,6 혈액 검사에서 악성 종양이나 염증성 장질 환의 경우와 같이 비특이적인 염증 소견을 보인다. 복부초 음파검사에서 복부종괴가 보일 수 있으며 농양 소견이 보이 면 경피 배액을 시도해 볼 수 있다.16 그러나 때로는 고형 종양의 특징을 보이기도 한다. 복부전산화단층촬영은 가장 유용한 방사선검사이나 아주 다양한 양상을 보일 수 있다.
복부전산화단층촬영에서 볼 수 있는 소견으로는 동심 혹은 이심성의 장벽 비후, 균질하거나 또는 이질적인 장 조영 증 강, 장 주위 침윤, 낭성이나 고형 또는 복합된 종괴 형성, 림 프절 증대, 복수나 장 폐쇄 등이 있지만 방선균증에 특징적 인 소견은 없으며 또한 강한 침윤 결합조직형성이 있을 경 우 악성종양과의 감별이 어렵다.17 하지만 염증의 정도와 장 기 침범의 정도를 알 수 있고 세침흡인을 동시에 시행할 경 우 진단 및 치료에도 유용하게 사용 될 수 있다.16,18 이번 증 례의 경우에 복부전산화단층촬영에서 좌측 소장 주위 장간 막에 종괴와 주변 장기로의 침범정도를 알 수 있었다. 그러 나 농양소견은 보이지 않아 정확한 진단을 위해 복강경하 조직검사가 필요하였다.
방선균증의 정확한 진단은 혐기세균 배양검사 및 acti- nomycotic granule의 조직학적인 동정이 필요하나 낮은 검출 률로 인해 실제 임상에서는 잘 시행하고 있지는 않으며 대 부분 조직생검에서 황과립과 함께 그람양성 간균을 확인함
으로써 진단을 하고 있다.19 이번 증례의 경우에서도 소장 및 장간막의 부분 절제술에 의한 조직 검사에서 황과립을 확인하여 방선균증을 진단할 수 있었다.
방선균증의 치료는 수술 및 항생제 투여가 원칙이다. 수 술을 통해 괴사조직 절제, 배농, 지속적인 공동이나 루 등을 제거한다. 항생제로는 penicillin이 효과적인데, 여러 가지 투 여 방법이 있지만, penicillin G 250만-500만 단위를 하루 4회 정맥주사로 한 달간 매일 투여한 후 경구용 phenoxypenicil- lin을 2-4 g/day로 1년간 사용하는 것이다.5 Penicillin allergy 가 있는 환자에게는 tetracycline과 erythromycin을 사용할 수 있다.20
복부 방선균증은 다양한 임상증상과 검사소견을 보여 술 전에 정확한 진단을 내리기가 어려운 드문 감염 질환이다.
또한 장간막에 원발성으로 발생한 복부방선균증은 매우 드 물다. 이에 저자들은 좌측복부 통증을 주소로 내원한 여자 환자에서 정확한 진단을 위해, 시험적인 복강경 수술 및 조 직 검사를 시행한 결과 소장 장간막에 발생한 복부 방선균 증으로 판명된 1예를 경험하였기에 보고한다.
참고문헌
1. Weese WC, Smith IM. A study of 57 cases of actinomycosis over a 36 year period. A diagnostic ‘failure' with good prog- nosis after treatment. Arch Intern Med 1975;135:1562-1568.
2. Harris LA, DeCosse JJ, Dannenberg A. Abdominal actino- mycosis: evaluation by computed tomography. Am J Gast- roenterol 1989;84:198-200.
3. Noomene F, Zouari K, Kallel W, Nasr M, Ketata M, Hamdi M. Abdominal actinomycosis. Three cases. Presse Med 2003;
32:698-700.
4. Peabody JW, Seabury JH. Actinomycosis and nocardiosis: a review of basic differences in therapy. Am J Med 1960;
28:99-115.
5. Ferrari TC, Couto CA, Murta-Oliveira C, Conceicao SA, Silva RG. Actinomycosis of the colon: a rare form of pre- sentation. Scand J Gastroenterol 2000;35:108-109.
6. Piper MH, Schaberg DR, Ross JM, Shartsis JM, Orzechowski RW. Endoscopic detection and therapy of colonic actino- mycosis. Am J Gastroenterol 1992;87:1040-1042.
7. Davis BM, Keddie NC. Abdominal actinomycosis. Br J Surg 1973;60:18.
8. Diaz-Oller J, Tutosaus-Gomez JD, Medina-Dominguez T, et al. Mesenteric actinomycosis with retroperitoneal involvement.
Int Surg 2001;86:57-61.
9. Fowler RC, Simpkins KC. Abdominal actinomycosis: a report of three cases. Clin Radiology 1983;34:301-307.
Kim SY, et al. A Case of Abdominal Actinomycosis Presenting as Mesenteric Mass 51
10. Klaaborg KE, Kronborg O, Olsen H. Enterocutaneous fistuli- zation due to Actinomyces odontolyticus: report of a case. Dis Colon Rectum 1985;29:526-527.
11. Chatwani A, Hanjani SA. Incidence of actinomycosis asso- ciated with intrauterine devices. J Reprod Med 1994;39:
585-587.
12. Valicenti JF, Pappas AA, Graber CD, Williamson HO, Willis NF. Detection and prevalence of IUD-associated actinomy- cetes colonization and related morbidity: a prospective study of 69,925 cervical smears. JAMA 1982;247:1149-1152.
13. Adachi A, Kleiner GJ, Bezahler GH, Greston WM, Friedland GH. Abdominal wall actinomycosis with an IUD. A case report. J Reprod Med 1985;30:145-148.
14. Miller RE, Katz S. Actinomycosis of the transverse meso- colon. Am J Surg 1971;122:414-416.
15. Thompson JR, Watts R Jr, Thompson WC. Actinomycetoma
masquerading as an abdominal neoplasm. Dis Colon Rectum 1982;25:368-370.
16. Goldwag S, Abbitt PL, Watts B. Case report: percutaneous drainage of periappendiceal actinomycosis. Clin Radiol 1991;
44:422-424.
17. Ha HK, Lee HJ, Kim H, et al. Abdominal actinomycosis: CT findings in 10 patients. AJR 1993;161:791-794.
18. Moosmayer S. Abdominal actinomycosis: actinomycotic ab- scess 10 years after appendectomy. Tidsskr Nor Laegeforen 1992;112:2857-2858.
19. Berardi RS. Abdominal actinomycosis. Surg Gynecol Obstet 1979;149:257-266.
20. Atad J, Hallak M, Sharon A, Kitzes R, Kelner Y, Abramovici H. Pelvic actinomycosis. Is long-term antibiotic therapy nec- essary? J Reprod Med 1999;44:939-944.
