A Case of Second Branchial Cleft Cyst Presenting as a Parapharyngeal Cystic Mass

60 Copyright © 2012 Korean Journal of Bronchoesophagology

Korean J Bronchoesophagol 2012;18:60-63 ISSN 1226-0916

CASE REPORT

서 론

제2새열 낭종은 새기형 중 가장 흔한 형태이며 새기관이 경 부의 여러 구조물로 발생하는 과정 중에 일시적으로 출현하는 경부동이 폐쇄되지 않고 남아있어 생기게 된다.¹⁾ 제2새열 낭종 은 특징적으로 측경부에서 흉쇄유돌근의 전연을 따라 위치하 는 낭성 경부종물의 형태로 나타나는 것으로 알려져 있다.²⁾ 부 인두강에 위치한 낭성 종물의 형태로 발현된 경우는 매우 드물 며 주로 외국 문헌에서 찾아 볼 수 있으며, 국내 문헌에 보고된 증례로는 편도주위농양으로 오인되었다가 수술로 적출 후 진단 된 1례가 있다.³⁾

저자들은 내원 수개월 전부터 수 차례 재발된 부인두강 농양 으로 반복적인 절개 배농술 후에도 뚜렷한 임상증상의 호전이 없이 경부 전산화단층 촬영에서 지속되는 부인두강의 낭성 종

물에 대해 구강내 접근법으로 낭종을 완전히 제거한 후 제2새 열 낭종으로 진단된 1례를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고 하는 바이다.

증 례

51세 남자 환자가 수개월 전부터 지속된 인두 부종감과 연하 곤란을 주소로 외부병원에서 전원되었다. 환자는 내원 7개월 전 에 심한 인후통과 연하곤란 및 발열과 전신근육통 등을 주소 로 외부병원에서 좌측 인두벽 팽출, 발적과 압통 소견 관찰되 어 경부 전산화단층촬영검사 후 좌측 부인두강 농양 진단하에 절개 배농술을 시행 받았으며, 절개 배농술 후 곧 증상과 좌측 인두벽 팽출 소견은 호전을 보였으나 입원기간 동안 인두벽 팽 출 소견이 다시 재발되어 반복적으로 흡인하였는데, 처음에는 농성 분비물이었으나 점차 맑은 갈색으로 바뀌고 급성 염증 소 견도 소실되어 퇴원하였다. 외래 경과관찰 도중에 퇴원 당시 약 간 줄었던 인두 팽출 소견이 처음과 같이 지속되었고 2개월 간 격으로 부인두강 농양 증상이 재발되어 다시 2차례 더 절개

부인두강 낭성 종물로 발현된 제2새열 낭종 1례

조선대학교 의과대학 이비인후과학교실

김병하

^도남용

^조성일

^박준희

A Case of Second Branchial Cleft Cyst Presenting as a Parapharyngeal Cystic Mass

Byung Ha Kim, Nam Yong Do, Sung Il Cho and Jun Hee Park

Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Chosun University College of Medicine, Gwangju, Korea

Second branchial cleft cysts are usually present as a fluctuant neck mass along the anterior border of the sternocleidomastoid muscle. When they are found in this typical location, accurate diagnosis on initial presentation is not difficult. Parapharyngeal presence of the branchial cleft cyst is very rare. We report a case of second branchial cleft cyst presenting as a parapharyngeal cystic mass in 51-year-old male. Before coming to our clinic, the patient had been diagnosed as parapharyngeal abscess, re- sulting in several attempts at removal. However, symptoms and parapharyngeal abscess recurred. We performed complete surgical resection of the parapharyngeal cystic mass via transoral approach only with oropharyngeal incision. The cystic mass was located in the parapharyngeal space and did not have tract-like structure. Histopathologic examination confirmed that the excised cyst was branchial cleft cyst. Patient discharged without any surgical complication and there was no evidence of re-

currence for 2 years follow-up. Korean J Bronchoesophagol 2012;18:60-63

KEY WORDSZZ Branchial cleft cyst ㆍParapharyngeal space ㆍTransoral approach ^.

논문접수일： 2012년 11월 28일 / 심사완료일： 2012년 12월 5일 교신저자: 박준희, 501-717 광주광역시 동구 필문대로 365 조선대학교 의과대학 이비인후과학교실

전화: 062-220-3200 ㆍ전송: 062-225-2702 E-mail: [email protected]

online©MLComm

http://www.korbes.org 61

Second Branchial Cleft Cyst

BH Kim et al

배농술을 시행 받은 후 정밀 검사 및 치료를 위해 본원으로 전 원되었다.

내원 당시 환자는 인두 부종감과 이와 연관된 약간의 연하곤 란 외에 별다른 증상은 호소하지 않았다. 이학적 검사상 좌측 구인두 측벽이 심하게 팽출되어 구인두의 정중앙까지 밀려나와 있었고 구개수와 좌측 구개편도는 이 인두측벽 팽출에 의해 각 각 우측과 하방으로 전위되어 있었다(Fig. 1). 팽출된 인두측벽 은 정상 점막으로 덮여 있었고 촉진상 부드러운 낭종성 병변으 로 만져졌다. 그 외 목소리 변화나 혀 운동장애와 같은 미주신 경이나 설하신경 손상과 연관된 소견은 보이지 않았으며, 비인 두, 하인두, 후두 및 경부에서도 별다른 이상 소견은 관찰되지 않았다.

경부 전산화 단층촬영상 약 3.5×2.5×6.5 cm 크기의 비교적 주변조직과 경계가 명확한 낭종성 병변이 상부로는 두개골 기 저부에서 하부로는 후두개의 상단부에 이르는 좌측 부인두강 전체를 채우고 있었으며 경동맥과 경정맥에서 내측으로 위치 하며, 또한 주로 내측으로 팽출되어 비인두에서 하인두에 이르 는 인두강이 좁아진 소견이 관찰되었다(Fig. 2). 세침흡인검사 상 연한 볏짚 색깔의 액체가 흡인되었고 미생물학적 검사나 세포학적 검사상 별다른 이상 소견은 발견되지 않았다. 혈액학 검사상 백혈구 5,010/mm³, 혈액침강속도 2 mm/hr이였으며 그외 검사치나 혈청학적 검사치 모두 정상 범위였다.

이에 부인강에 위치한 낭종성 병변을 제거하기 위해 전신마 취하에 구인두 점막 절개를 통하여 낭종 절제술을 시행하였다.

수술 시 낭종은 좌측 부인강에 위치해 있었고 연결된 누관과 같은 구조물이 없는 얇은 벽을 가진 단순한 낭종 형태였다. 낭 종은 이전의 감염과 절개 배농술로 인해 주변조직과 유착되어 박리가 쉽지 않았으나 낭종벽과 인두벽을 보존하면서 혈관이 나 신경 손상 없이 완전히 적출하였다.

수술 후 병리조직검사상 내강측 낭종벽은 편평상피로 덮여 있었고 그 아래층에는 림프조직 침윤이 관찰되어 새열 낭종으 로 진단되었으며(Fig. 3), 환자는 신경학적 장애나 별다른 합병 증 없이 퇴원하였고 2년 지난 현재 재발소견 없이 외래 추적관 찰 중이다(Fig. 4).

고 찰

부인두강의 주된 3가지 종양은 이하선 심부에서 발생한 타액선 종양, 신경원성 종양, 그리고 부신경절종 등이며, 부인두 강의 낭성 종물과 감별해야 할 질환은 낭성신경초종(cystic schwannonoma), 부타액선 종양, 그리고 새열 낭종 등이다.⁴⁾

두경부의 여러 기관은 배아기에 일시적으로 출현하는 새궁,

Fig. 1. Gross photograph of the oropharynx, showing bulged

tongue depressor).

Fig. 2. Axial (A) and coronal (B) CT

×6.5 cm sized cystic mass (black star) located in the left parapha- ryngeal space narrowing the pha-

ryngeal lumen.

A B

62

Korean J Bronchoesophagol

2012;18:63-60

인두낭, 새열, 새막과 같은 새기관으로부터 발생된다. 새기관 기 형은 이러한 새기관의 발생 과정 중에 변이가 일어나서 발생하 게되며 이중 제2새열 이상이 가장 흔한 것으로 알려져 있다.¹⁾ 제2새열 이상은 피부 또는 인두로의 연결 여부에 따라 낭, 동, 누공의 형태로 구분되며, 이 중 낭종의 형태가 가장 흔하다.⁵⁾ 제2새열 낭종과 동루는 경부동이 폐쇄되지 않아서 발생하고 제2새열 누공은 이 변이와 함께 새열과 인두낭 사이의 새막이 파열되어 경부 외부와 구인두 사이에 연결로가 존재하여 발생 하는 것으로 알려져 있다.¹⁾ 제2새열 누공의 경우 피부 개구부 는 대부분 흉쇄유돌근의 전연을 따라 위치하며 누공로는 경동 맥의 외측에 접하여 위로 주행하여 내경동맥과 외경동맥 사이 에서 내측으로 들어간 후 설인신경 및 설하신경의 상부와 경설 인대의 하부 사이로 주행하여 편도와에서 누공로가 열린다.⁵⁾ 제2새열 낭종은 이러한 경로 어느 곳에서나 발생 가능한 것으 로 알려져 있으나 대부분은 특징적으로 흉쇄유돌근 전연을 따 라 경부 종물로서 발견된다고 알려져 있다.²⁾ 제2새열 낭종이 이 경로 이외의 곳에서 발견된 경우는 외국 문헌에도 매우 드문 것 으로 알려져 있으며 비인두, 구인두 및 부인두강에 위치한 증례 들이 보고되어 있다.^6-8) 국내 문헌에 보고된 증례는 편도주위농 양으로 오인되어 치료 중 약 3×2 cm 크기의 낭성 종물을 구인 두 점막 절개와 하악부 피부 절개를 통해 적출한 1례가 있다.³⁾ 지금까지 외국 문헌에 보고된 인두 종물로서 발현된 제2새열

낭종의 경우 흔한 증상으로는 연하곤란과 구음장애가 있으며 간혹 호흡곤란을 호소한 경우도 있고, 이관개구부에 위치한 낭 종의 경우 중이저류액으로 인한 청력감소를 호소하기도 하며⁶⁾ 성인에서 발현된 경우 최초 내원시 부인두강 농양으로 진단되 어 절개 배농술 후 다시 재발한 과거력이 많다.⁹⁾ 본 증례의 경 우 최초 발병시 심한 인후통, 인두부종, 연하곤란, 발열 및 전신 근육통 등을 주소로 내원하였고 경부 전산화 단층촬영상 부인 두강 농양으로 진단되어 절개배농술과 항생제치료를 시행 받 은 후 급성 감염의 증상들은 호전되었으나 여전히 인두부종 소 견이 지속되어 제2새열 낭종을 의심하였다.

모든 새성 기관 이상의 치료는 재발을 막기 위해 완전히 외 과적으로 적출하는 것이 원칙이다. 이를 위해 수술 전에 자세 한 병력 청취와 이학적 검사를 시행해야 하며 경부 전산화 단 층촬영, 자기공명영상, 누관조영술 등의 검사를 통해 병변의 해 부학적 위치와 주변 구조물 간의 관계를 파악하는 것이 중요하 다. 수술적 접근법으로는 크게 경구강 접근법과 경경부 혹은 경 이하선 접근법 등이 있다.^10,11) 경부를 통한 접근법은 시야가 넓 고 수술 기구의 조작이 좀더 자유로워 출혈시 지혈이 용이한 장 점은 있다. 하지만 저자들은 본 증례에서 낭종이 내경 동맥 및 정맥의 내측에 위치한 경우에는 경구강 접근법을 시행하는 것 이 경경부 접근법시 발생할 수 있는 경동맥, 경정맥, 설하신경, 설신경 및 상후두신경 등의 혈관이나 신경 손상의 위험을 피할

Fig. 3. Histopathologic finding of the

Fig. 4. Neck CT scan was checked

A B

http://www.korbes.org 63

Second Branchial Cleft Cyst

BH Kim et al

수 있다는 점과 경부에 외관상 흉터가 남지 않는다는 점, 낭종 이 측경부쪽으로 돌출 되지 않은 점 등의 이유로 경구강 접근 법을 시도하였고 별다른 합병증 없이 성공적으로 낭종을 적출 하였다.^6-9)

따라서 부인강에 낭성 종물의 형태로 발현된 제2새열 낭종 은 드물기 때문에 부인두강 농양으로 오진되어 본 증례와 같이 진단과 처치가 지연될 수 있으므로, 부인두강 낭성 종물의 감 별진단 시에는 반드시 제2새열 낭종을 포함하여야 하며, 수술 시 경구강 접근법은 술 후 합병증이나 경부의 흉터 없이도 완 전제거가 가능하다고 생각하여 문헌고찰과 함께 보고하는 바 이다.

REFERENCES

1) Koeller KK, Alamo L, Adair CF, Smirniotopoulos JG. Congenital cystic masses of the neck: radiologic pathologic correlation. Radio- graphics 1999;19:121- 46.

2) Telander RL, Deane SA. Thyroglossal and branchial cleft cysts and

sinuses. Surg. Clin. North Am 1977;57:779-91.

3) Kim BH, Ryu JM, Chung SS, Kim YH. A case of second branchial cleft cyst of parapharyngeal space misdiagnosed as peritonsillar ab- scess. Korean J Bronchoesophagol 2002;8;43-6.

4) Maran AGD, Mackenzie J, Murray JAM. The parapharyngeal space.

J Laryngol Otol 1984;98:371-80.

5) Chandlers J, Mitchel B. Branchial cleft cysts, sinuses, and fistulas.

Otolaryngol Clin North Am 1981;14:11.

6) Shidara K, Uruma T, Yasuoka Y, Kamei T. Two cases of nasopharyn- geal branchial cyst. J Laryngol Otol 1993;107:453-5.

7) Thaler ER, Tom LW, Handler SD. Second branchial cleft anomalies presenting as pharyngeal masses. Otolaryngol Head Neck Surg 1993;

109:941-4.

8) Chabot M, Fradet G, Ther´iault R, Morrissette YP. The excision of branchial parapharyngeal cysts by transbuccal or -cervical approach.

J Otolaryngol 1995;25:108-12.

9) Paczona R, Jóri J, Czigner J. Pharyngeal localizations of branchial cysts. Eur Arch Otorhinolaryngol 1998;255:379-81.

10) Güneri A, Günbay MU, Güneri EA, Ceryan K, Sütay S. Manage- ment of parapharyngeal space cysts. J Laryngol Otol 1994;108:795-7.

11) Carrau RL, Myers EN, Johnson JT. Management of tumors arising in

the parapharyngeal space. Laryngoscope 1990;100:583-9.