새로 진단된 제2형 당뇨병 환자에서의 급성 봉소염성 식도위염

Abstract

Phlegmonous esophagogastritis is a rare bacterial infection that has been reported to result in mortality. The pathophysiology of phlegmonous gastrointestinal infection is unclear, but some predisposing factors are reported. Those include immunocompromised status, alcohol abuse, malignancy and uncontrolled diabetes mellitus. We report two cases of phlegmonous esophagogastritis with newly diagnosed diabetes mellitus.

A 26-year-old woman and a 56-year-old woman individually visited our hospital for sore throat, neck pain and fever. The laboratory findings of both patients demonstrated leukocytosis, and elevated serum glucose levels. HbA1c of both patients was above 11%. Enhanced computed tomography of young woman showed submucosal edema with intramural abscess along the esophagus and stomach, and that of older woman showed the same defined to esophagus. In both cases, empirical antibiotic therapy with intravenous third generation cephalosporin and metronidazole were started. Later, we identified Klebsiella pneumonia through pus culture in both cases. The symptoms of case 1 improved with conservative management with antibiotics only. However, case 2 required surgical drainage and esophagectomy. Early radiologic diagnosis of this disease and accurate identification of pathogens are important factors for good prognosis. Therefore, we emphasize suspicion of such a rare disease is needed, especially when the patient has risk factors such as diabetes mellitus.

Keywords:

Diabetes mellitus, Esophagogastritis, Phlegmonous infection

새로 진단된 제2형 당뇨병 환자에서의 급성 봉소염성 식도위염

윤재웅

, 김채원

, 김민주

, 권혜윤

, 김신일

, 이시내

, 홍성빈

, 이경희

, 한주영

, 김소헌

, 남문석

, 김용성

Two Cases of Phlegmonous Esophagogastritis in New Onset Type 2 Diabetes

Jae Woong Yoon¹, Chei Won Kim¹, Min Ju Kim¹, Hae Yoon Kwon¹, Shin Il Kim¹, Si Nae Lee¹,

Seongbin Hong¹, Kyung-Hee Lee², Ju Young Han¹, So Hun Kim¹, Moonsuk Nam¹, Yong Seong Kim¹

1Division of Endocrinology, Department of Internal Medicine and

2Department of Radiology, Inha University School of Medicine, Incheon, Korea

Corresponding author: Seongbin Hong

Department of Endocrinology and Metabolism, Inha University Hospital, 27 Inhang-ro, Jung-gu, Incheon 400-711, Korea, E-mail: sbhongmd@inha.ac.kr Received: Oct. 2, 2014; Accepted: Oct. 7, 2014

This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/3.0) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

Copyright ⓒ 2015 Korean Diabetes Association

Case Report

서론

급성 위장관계 봉소염성 감염은 점막하층 또는 근육의 국 한성 또는 미만성의 급성 화농성 염증으로 드물게 발생되며 위장관 어느 위치에서든 발생 가능하지만 가장 흔하게 침범 되는 장기는 위이며, 식도나 위, 식도에 동시에 발생하는 경 우는 상당히 드물게 보고되고 있다[1-3]. 봉소염성 식도위 염은 국내에서는 알코올 중독, 당뇨병이 있는 환자에서 흉 부 외상 후 발생한 1예가 보고되고 있으며 이외에 위 또는 식도의 단독 침범이 보고되고 있다[1,3].

정확한 병태생리학적 기전은 알려져 있지 않으나 면역저 하상태, 알코올 중독, 조절되지 않는 당뇨병이 있는 환자에 서 발생이 보고되고 있다[4,5]. 일반적인 예후는 불량한 것 으로 알려져 있어 만약 신속한 치료가 이루어지지 않으면 급격한 악화로 패혈증이나 사망에 이를 수도 있다. 과거에 는 항생제 치료와 함께 수술적 배농 및 식도, 위절제술 또는 적출술 등의 외과적 치료를 시행했으나 최근에는 내과적 항 생제 치료만으로 호전되는 증례들이 보고되고 있다[6-8].

저자들은 과거 병력이 없는 여자에서 봉소염성 식도위염 과 당뇨병이 새로 진단된 2예를 보고하여 이의 진단, 치료방 법에 따른 결과를 이전의 문헌을 함께 고찰하고자 한다.

증례

1. 증례 1

26세 여자환자가 인후통, 경부통증, 목쉰소리와 호흡곤란 및 상복부통증을 주소로 내원하였다. 내원 1개월 전부터 상 기도 감염 증상이 있었으며 3일간의 경구 항생제 복용하였 으나 증상 악화되어 연하곤란 및 흉통을 호소하였다. 입원 당시 체중, 혈압 혈압은 120/80 mm Hg, 맥박은 분당 96회, 호흡수 분당 27회, 체온 37.3℃였다. 급성 병색을 보였고 의 식은 명료하였으며 흉부 호흡음은 정상이었고 복부촉진상 압통은 없었다.

이비인후과에서 시행한 경부 신체 검진상 특이 소견 관찰

되지 않았으며 단순 흉부, 복부 X선 촬영상 특이 소견은 없 었다. 원인 감별을 위해서 경부, 복부전산화단층촬영을 시 행하였고 상부식도와 위벽 부위에 걸쳐 전반적인 미만성 점 막하 부종 또는 벽내 농양으로 보이는 소견이 관찰되었으며 식도의 점막하층에 저음영의 삼출액 및 점막과 장막의 주변 조영증강 소견이 동반되었으며 주변의 심부 경부와 종격동 주변부의 지방 침윤 소견을 보여 급성 봉소염성 식도위염을 의심할 수 있었다(Fig. 1).

입원 당시 시행한 검사 소견은 헤모글로빈 15 g/dL, 백혈 구 10,320/mm³로 호중구 84%, 림프구가 10%였고, 혈소 판은 282,000/mm³였다. Na 136 mEq/L, K 4.0 mEq/L, Cl 102 mEq/L였으며, 혈청 생화학 검사상 포도당 262 mg/dL, 총단백 7.4 g/dL, 알부민 3.9 g/dL, 총빌리루빈 0.7 mg/

dL, aspartate aminotransferase (AST) 12 IU/L, alanine aminotransferase (ALT) 13 IU/L, 알카리성 인산효소 207 IU/L로 나타났으며, blood urea nitrogen (BUN) 12.5 mg/dL, 크레아티닌 0.7 mg/dL, 아밀리아제 20 IU, lipase 7 IU, erythrocyte sedimentation rate (ESR) 41 mm/hr, C-reactive protein (CRP) 17.5 mg/dL, 혈청 케톤 1:2 양 성으로 측정되었다. HBsAg(-), anti-HCV Ab(-), anti- HIV Ab(-)였으며 이전에 진단받은 적이 없었으나 당화혈색 소가 11.4%로 증가되어 있었으며 검사결과 공복 혈당 171 mg/dL, 식후 2시간 혈당 277 mg/dL 및 공복 C-peptide 2.0 ng/mL, 식후 2시간 C-peptide 4.9 ng/mL로 확인되어 제2 형 당뇨병으로 진단하였다. 무작위 소변의 알부민/크레아티 닌 비는 160 mg/g이었으며 키와 체중은 166 cm, 72 kg으로 확인되었다. 3세대 세팔로스포린과 메트로니다졸을 병합하 여 경험적 항생제 투약을 시작하였으며 금식 중으로 인슐린 정맥주사로 혈당을 조절하였다. 입원 후 시행한 상부 위장 관 내시경 소견상 전반적 위벽 비후와 농양의 삼출이 있었 고 식도-위 경계부위 하방에 괴사를 동반한 심한 점막 변화 와 흰색의 농이 관찰되었고 이 부위에서 조직검사와 세균배 양을 시행하였다(Fig. 2). 세균배양 결과 투여중인 항생제 에 감수성이 있는 Klebsiella pneumonia가 동정되어 항생 제를 유지하였고 조직검사 결과로는 경도의 장상피화생과

중등도의 염증을 동반한 만성 위염으로 Helicobacter pylori 위염 소견에 합당하였다. 입원 9일째에 호전 여부를 확인하 기 위해 흉부 전산화 단층 촬영 및 위내시경을 다시 시행하 였고 위벽과 식도벽의 부종성 비후 소견은 호전되었으며 발 열 및 경부통증, 복통을 더는 호소하지 않았다(Fig. 3). 입 원 10일째에 식사를 시작했고 피하 인슐린 및 metformin 1,700 mg, pioglitazone 15 mg으로 혈당도 조절되었으며 입원 19일째는 경구항생제로 변경 후 퇴원하여 외래 관찰 중이다.

2. 증례 2

56세 여자가 3일 전부터 시작되어 악화된 경부통증, 인후 통을 주소로 내원하였다. 과거력상 좌측 유방암으로 15년 전 좌측 유방 절제술을 시행 받았었고 이후에 다른 병력은 없었다. 내원시 환자의 혈압은 188/79 mm Hg, 맥박 분당 80회, 체온 37℃였다. 신체검진상 경부 아래쪽에 압통이 있 었고 그 외에 기도나 구강 내에 특이 소견은 없었다.

헤모글로빈 13 g/dL, 백혈구 16,940/mm³ (호중구 81%, 림프구 13%)였고, 혈소판은 277,000/mm³였다. Na 138 Fig. 2. Duodenogastroscopy demonstrated diffuse hypertrophic mucosal change (B) with pus discharge (A).

A B

Fig. 1. Abdomen computed tomography shows concentric wall thickening with intramural low attenuation of lower esophagus (A) and entire stomach (B).

A B

Case Report

mEq/L, K 4.0 mEq/L, Cl 105 mEq/L였으며, 혈청 생화 학 검사상 포도당 250 mg/dL, 총단백 7.0 g/dL, 알부민 4.1 g/dL, 총빌리루빈 1.0 mg/dL, AST 18 IU/L, ALT 30 IU/L, 알카리성 인산효소 380 IU/L로 나타났으며, BUN 19 mg/dL, 크레아티닌 0.7 mg/dL, ESR 21 mm/hr, CRP 1.4 mg/dL로 측정되었다. 당화혈색소 11.1%로 상승되 어 있었으며 공복 혈당 185 mg/dL, 식후 2시간 혈당 255 mg/dL 및 공복 C-peptide 2.41 ng/mL, 식후 2시간 C-peptide 3.5 ng/mL로 확인되어 제2형 당뇨병으로 진단 하였다. 무작위 소변 알부민/크레아티닌 비는 27.2 mg/g이 었으며 키와 체중은 163 cm, 50 kg으로 확인되었다.

경부 및 복부전산화단층촬영상 경부 식도벽에 부종을 동 반하고 주변둘레로 조영 증강되는 5.3 × 1.7 cm 크기의 저 음영의 병변이 확인되었고(Fig. 4) 농양으로 의심되어 3세 대 세팔로스포린과 메트로니다졸 병합 제제로 경험적 항생 제 치료를 시작하였다. 입원 2일째에 경부의 탐색적 수술을 시행하여 전방 외측 식도의 괴사조직과 농양을 제거하였으 며 균 배양 검사 및 문합시술 후 Jackson-Pratt 액관이 삽 입되었다. 입원 10일째에 시행된 식도조영술은 식도 상부 의 좌측 와상부에 농양 부위로 조영제 누출 소견을 보였고 (Fig. 5A) 익일 수술 시 4 cm 가량의 식도 파열이 발생한 것 을 확인할 수 있었고 경부 식도절제술 시행 후 내시경하 경 피적 경장관을 삽입하였다. 수술시의 농 세균배양에서는 투

약중인 항생제에 감수성이 있는 Streptococcus viridians와 Klebsiella pneumonia가 함께 동정되어 기존의 항생제는 지속하였다. 환자는 금식을 유지하며 인슐린 정맥주입으로 혈당이 조절하였고 입원 34일째에 식도누공에 대한 복원수 술을 시행하였다. 이후 시행한 식도 조영술 및 위내시경에 서는 상부 식도 부위의 협착과 잔여 누공을 확인할 수 있었 다(Fig. 5B). 입원 45일째에 환자는 경피적 경장관을 통한 식이를 시작하였고, 혈당 조절을 위해서 인슐린 다회주사요 법과 metformin 1,000 mg을 투약하였다. 이후에 환자의 임 Fig. 3. Follow up abdomen computed tomography shows improved low attenuated wall thickening of esophagus (A) and stomach (B).

A B

Fig. 4. Neck computed tomography shows eccentric intramural abscess with wall thickening of cervical esophagus.

상경과 및 혈당 모두 호전되어 입원 63일째에 경구항생제로 변경하여 퇴원할 수 있었다.

고찰

급성 봉소염성 위장관계 감염은 급성 화농성 염증으로 발 생이 매우 드물며 치명적일 수 있으나 수술 이전에는 질환 의 진단이 어려운 것으로 알려져 있다[3]. 위에 국한된 경우 가 가장 많으며 식도, 소장, 대장 등의 순서로 발생할 수 있 다[1,5,6].

환자들은 주로 오심, 구토, 인후통, 경부통증, 복통, 발열 을 주소로 내원하게 되며 특히 식도부위를 침범하게 되면 연하곤란, 연하통 및 흉통까지 동반될 수 있다[1,3]. 본 증 례에서도 경부통증, 인후통과 발열을 호소하였으며 이로 인 한 연하곤란이 동반되었다. 초기에는 deep neck infection 이 의심되었으나 경부의 염증소견은 없었으며 이는 구토로 인한 증상으로 생각되었다. 또한 위식도벽의 종물로 나타날 수 있으며 식도 파열이나 천공, 종격동염으로 인한 증상이 발생할 수 있으며 흉수의 증가로 호흡곤란으로 내원하기도 한다[1,7-11].

임상적 증상만으로는 진단이 어려워 치료까지 지체되는

경우가 많다. 전산화단층촬영 시 미만성 위벽 비후 및 근층 의 저음영 소견에 주변부 조영증강을 보이며 위장벽 내로 가스 형성 미생물에 의한 기포가 관찰될 수도 있다[4,12].

식도염의 경우 식도벽이 비후되며 점막은 보존되며 점막하, 근육층의 저음영 소견이 관찰된다. 상부위내시경상으로는 식도나 식도위경계의 삼출성 염증반응이 관찰될 수 있고 내 시경적 점막 생검과 농양의 직접적 흡인으로 세균을 증명할 수 있다[13,14].

봉소염성식도위염의 발병기전은 명확하지 않으나 면역결 핍상태, 만성 알코올 중독, 악성종양, 방사선치료, 조절되지 않는 당뇨병이 선행인자로 보고되었다[4,5]. 증례 1은 젊은 여자로 다른 병력은 없었으며 증례 2는 악성 종양의 과거력 외에 다른 소견이 없었으나 내원 당시 높은 혈당과 당화혈 색소가 11%로 증가되어 당뇨병을 새롭게 진단받았다. 따라 서 혈당의 증가가 식도, 위의 점막의 보호기전을 감소시켜 급성 봉소염성 식도염의 주요한 위험인자로 작용했을 것으 로 생각된다.

위장관의 봉소염에 대해서는 아직까지 진단과 치료에 대 해 지침이 확립되어 있지 않다. 증례 1은 항생제 치료만으 로 성공적인 치료를 보였지만 56세 여자는 흉부외과에 입원 하며 항생제와 수술적 치료를 같이 시행하였으며 식도 누공 Fig. 5. (A) Esophagogram obtained on the 10th hospital day reveals contrast leakage at left anterolateral aspect of upper esophagus. (B) Follow up esophagogram obtaianed on the 47th hospital day shows remaining stricture at upper esophageal operation site.

A B

Case Report

으로 인하여 장기간의 치료를 필요로 했다. 치료 방법과 합 병증 발생 유무에 따라 치료기간이 달라진 것으로 생각되며 봉소염에 대한 합병증으로는 식도 천공, 종격동염, 농양형 성, 장관의 괴사, 복막염 등이 있는데 이러한 경우에는 외과 적 수술의 적응증으로 생각된다. 따라서 질환의 신속한 진 단과 치료방침 결정을 위해 임상적 의심 시 전산화 단층촬 영과 초음파 내시경, 위내시경 등의 시행이 중요한 역할을 하는 것으로 생각된다[6,12,14].

원인균에 대한 동정은 적합한 항생제를 처방하는 데 있 어서 필수적이다. 혈액 배양에서 배양되는 경우는 드물 고 본 증례들에서도 혈액 배양검사결과에서는 원인균이 동정되지는 않았다. 원인균의 확인을 위해서는 위내시경 을 시행하여 병소 조직 배양이나 위액의 세균배양을 시행 하는 것이 필요하다. 진단 초기에는 임상 경과를 고려하 여 원인균에 대한 경험적 항생제 투여가 필요하며 이전 보 고에 의하면 가장 흔한 원인균은 Streptococci (70%)이며 그 외에 Staphylococci, Pneumococci, Bacteriodes coli, Haemophilus influenza, Klebsilla pneumonia 등의 빈 도 순서로 알려져 있다[14,15]. 본 예에서도 Klebsiella pneumonia, Streptococcus viridians group이 배양되었으 며 모두 3세대 세팔로스포린에 감수성이 있어서 초기 항생 제는 3세대 세팔로스포린이 적절할 것으로 생각된다.

위장관계 봉소염의 사망률은 1950년대 시행된 연구에 따 르면 48%로 보고되었으며[16] 이 중에는 수술적 치료를 받 았던 환자들의 사망률은 75%였고 항생제 투약으로 치료받 은 환자들의 사망률은 50%였다. 1975~2003년에 연구된 36개 국내 증례에 대한 보고에 따르면 전반적인 사망률이 42%까지 감소되었다고 한다[13]. 이 중에서 외과적 수술을 시행 받은 환자에서는 사망률이 20%로 항생제 치료만 시행 받은 환자는 50%로 보고되었다. 1980부터 2011까지의 9명 의 증례를 분석한 국내의 연구 결과 수술적 치료를 받은 환 자의 사망률은 67%였고 항생제 치료만 받은 환자의 사망률 은 0%였다[7]. 위장관계 봉소염의 사망률은 점진적으로 감 소하는 추세로 생각되며 이와 같은 치료의 성공은 항생제 치료와 외과적 시술의 발전에 의한 것으로 생각된다. 수술

적 접근을 시행한 증례 2의 경우는 식도 누공으로 인하여 치 료기간이 길어졌다. 연령 외에 혈당정도와 영상학적 소견이 두 예에서 유사하였으나 치료기간의 차이가 발생한 것은 치 료방법의 차이가 영향을 미쳤을 것으로 생각된다.

본 증례 모두 상기도감염으로 의심되어 치료 후 내원하 였으며 당뇨병 여부를 알지 못하였다. 당뇨병 환자에서 경 부와 흉부의 심한 통증과 발열을 호소하는 경우에는 신속하 게 영상학적 검사를 통해 진단을 하고 조기에 위내시경을 통한 배양검사가 치료와 예후에 결정적인 역할을 할 것으로 생각된다.

CONFLICTS OF INTEREST

No potential conflict of interest relevant to this article was reported.

REFERENCES

1. Kim HS, Hwang JH, Hong SS, Chang WH, Kim HJ, Chang YW, Kwon KH, Choi DL. Acute diffuse phlegmonous esophagogastritis: a case report. J Korean Med Sci 2010;25:1532-5.

2. Hsu CY, Liu JS, Chen DF, Shih CC. Acute diffuse phlegmonous esophagogastritis: report of a survived case.

Hepatogastroenterology 1996;43:1347-52.

3. Lee CR , Lee JH, Choi SJ, Lee DS, Kim WS, Han SR, Chung NW, Park HS, Choi SH. A case of acute phlegmonous esophagitis. Korean J Gastrointest Endosc 2000;20:119-23.

4. Yun CH, Cheng SM, Sheu CI, Huang JK . Acute phlegmonous esophagitis: an unusual case (2005: 8b).

Eur Radiol 2005;15:2380-1.

5. Karimata H, Nishimaki T, Oshita A, Nagahama M, Shimoji H, Inamine M, Kinjyo T. Acute phlegmonous esophagitis as a rare but threatening complication of chemoradiotherapy: report of a case. Surg Today

2014;44:1147-51.

6. Gerster JC. Phlegmonous gastritis. Ann Surg 1927;85:668-82.

7. Kim NY, Park JS, Lee KJ, Yun HK, Kim JS. A case of acute phlegmonous gastritis causing gastroparesis and cured with medical treatment alone. Korean J Gastroenterol 2011;57:309-14.

8. Iwakiri Y, Kabemura T, Yasuda D, Okabe H, Soejima A, Miyagahara T, Okadome K. A case of acute phlegmonous gastritis successfully treated with antibiotics. J Clin Gastroenterol 1999;28:175-7.

9. I H, Park CS, Kim YD. Treatment of phlegmonous esophagitis combined with mediastinitis. Korean J Thorac Cardiovasc Surg 2007;40:711-4.

10. Park CW, Kim A, Cha SW, Jung SH, Yang HW, Lee YJ, Lee HIe, Kim SH, Kim YH. A case of phlegmonous gastritis associated with marked gastric distension. Gut Liver 2010;4:415-8.

11. Min SY, Kim YH, Park WS. Acute phlegmonous gastritis complicated by delayed perforation. World J Gastroenterol

2014;20:3383-7.

12. Jung C, Choi YW, Jeon SC, Chung WS. Acute diffuse phlegmonous esophagogastritis: radiologic diagnosis. AJR Am J Roentgenol 2003;180:862-3.

13. Kim GY, Ward J, Henessey B, Peji J, Godell C, Desta H, Arlin S, Tzagournis J, Thomas F. Phlegmonous gastritis:

case report and review. Gastrointest Endosc 2005;61:168- 74.

14. Song MA, Chang JH, Jung ME, Son SW, Kim TH, Kim CW, Han SW. A case of acute phlegmonous gastritis diagnosed with endoscopic submucosal biopsy and bacterial culture and improved by antibiotics treatment.

Korean J Helicobacter Up Gastrointest Res 2013;13:202- 6.

15. Morton JJ, Stabins SJ. Phlegmonous gastritis: of Bacillus aerogenes capsultus (B. welchii) origin. Ann Surg 1928;87:848-54.

16. Starr A, Wilson JM. Phlegmonous gastritis. Ann Surg 1957;145:88-93.