ABSTRACT
Tinea faciei is a rare dermatophyte infection of the face that most often appears as a facial rash, followed by patches of small and raised bumps. Since it is uncommon in children and has similar rash patterns with various skin diseases, it is likely to be misdiagnosed as herpes simplex infection, contact dermatitis, disc-shaped lupus erythematosus, acne, and atopic dermatitis. In this case, siblings aged 3 and 4 were hospitalized due to skin rashes that occurred after traveling to Vietnam, and were administered antiviral drugs and systemic steroids under suspicion of herpes simplex infection with atopic dermatitis. Despite administration of these drugs, skin lesions did not show improvement. Serum beta-D-glucan assays were elevated in both patients, and after approximately 2 weeks, Trichophyton interdigitale was cultured in the older sister's skin fungal culture test. Both patients recovered after local and systemic antifungal therapy, without relapse or side effects. Skin lesions on the face, which do not respond to the existing treatment in children, should be checked for the possibility of tinea faciei through repeated fungal tests, and the beta-D-glucan assay can be a useful tool in diagnosing tinea faciei.
Keywords: Dermatomycoses; Missed diagnosis; Child
서론
얼굴백선(tinea faciei)은얼굴의성모(terminal hair)가자라지않는부위에피부사상균이감
염되어발생하는진균감염증으로전세계적으로발생하나, 습하고기온이높은열대기후에
서더호발하고, 애완동물과의접촉이나환자또는보균자와의피부접촉을통하여감염된
다. 드물게병소로부터탈락된진균으로오염된침구, 의복, 모자, 빗등을통해간접적으로
Case Report
Two Cases of Tinea Faciei Mimicking
Eczema Herpeticum in Siblings
JiHoon Hwang , Ji-Man Kang , Jong Gyun Ahn
Department of Pediatrics, Severance Children's Hospital, Yonsei University College of Medicine, Seoul, the Republic of Korea
단순
포진
감염으로
오인된
자매에서
발생한
소아
얼굴
백선
2
례
황지훈 , 강지만 , 안종균 연세대학교 의과대학 소아과학교실, 세브란스 어린이병원 소아청소년과 Received: Sep 18, 2020 Revised: Oct 29, 2020 Accepted: Nov 1, 2020 Correspondence toJong Gyun Ahn
Department of Pediatrics, Severance Children's Hospital, Yonsei University College of Medicine, 50-1 Yonsei-ro, Seodaemun-gu, Seoul 03722, the Republic of Korea. E-mail: [email protected]
Copyright © 2021 The Korean Society of Pediatric Infectious Diseases
This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (https:// creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited. ORCID iDs JiHoon Hwang https://orcid.org/0000-0001-9190-5988 Ji-Man Kang https://orcid.org/0000-0002-0678-4964 Jong Gyun Ahn
https://orcid.org/0000-0001-5748-0015
Conflict of Interest
No potential conflict of interest relevant to this article was reported.
Author Contributions
Conceptualization: Ahn JG; Data curation: Hwang J; Formal analysis: Kang JM; Investigation: Hwang J, Ahn JG; Methodology: Hwang J, Kang JM; Project administration: Hwang J; Software: Hwang J; Supervision:
Kang JM, Ahn JG; Validation: Ahn JG; Visualization: Hwang J; Writing - original draft: Hwang J; Writing - review & editing: Kang JM, Ahn JG.
감염되기도한다. 우리나라에서는 Trichophyton rubrum, Trichophyton mentagrophytes, Microsporum
canis가주요원인균이고, 그구성비율은보고시기와연구자에따라차이가있다.1-3)얼굴백 선은대개원형으로나타나지만, 경계가뚜렷하지않고인설과구진이경미할경우에는다른 질환으로오진되는경우가많다. 주로개나고양이와같은애완동물과접촉하거나, 이와관 련된일에종사하는성인에서감염이잘일어난다.4)소아에서얼굴백선은흔하지않고, 소아 시기에얼굴에올수있는다양한피부질환과발진양상이유사하여피부세균감염, 단순포진 감염, 접촉피부염, 원판형홍반성루푸스, 여드름, 아토피피부염등과감별하는것이중요하 다. 또한얼굴백선은스테로이드제의투약여부에따라병변의형태가다양해질수있기때 문에스테로이드제를사용한경우다른병으로오진되어진단이늦어질수있다.5,6)확진을 위해서는진균배양검사를통해피부사상균을확인하는것이중요하다. 저자들은베트남여행을다녀온후생긴얼굴의발진으로, 아토피피부염에동반된단순포진 감염으로오인되었던, 두명의자매에서진단된얼굴백선증례를경험한후, 소아시기의얼 굴에발생하는피부염의감별진단으로얼굴백선을포함해야한다는중요성을확인하고, 향 후이러한환자들의진단과치료에도움이되고자문헌고찰과함께진료경험을보고한다.
증례
4세, 3세자매가내원 1개월전부터얼굴에발생한피부발진을주소로외래에내원하였다. 자 매는 3개월전한달정도베트남여행을마치고귀국한상태로, 두명모두나이에맞게국가 필수예방접종을시행하였으며, 발병전까지특별한약물복용력은없었다. 여행지및귀국 이후특별한동물접촉력은없었으며모기등벌레에물린기억은뚜렷하지않았다. 두자매 외에는비슷한증상을보인가족및여행동반자는없었다. 두자매는발병전까지서로같은 수건과침구류를사용하였다. 내원전 1개월동안동네의원에서아토피피부염및피부세균감염, 단순포진감염등을의심 하여경구항생제및경구항바이러스제치료를받았으나증상이악화되는경과를보여내원 하였다. 과거력및가족력상특별한알레르기병력은없었다. 내원당시언니는얼굴에국한된피부발진외에발열이나호흡기및위장관증상등의전신 증상은없었고, 혈압은 104/69 mmHg, 맥박수 88 회/분, 호흡수 24 회/분, 체온 37°C 였다. 신체 계측상체중은 23.4 kg (95 백분위수이상), 키는 107.9 cm (75–95 백분위수)이며, 체질량지수 는 20.1 kg/m2 (95 백분위수이상)이었다. 피부소견외에다른이학적소견은정상이었다. 동생 도얼굴의피부발진외에호소하는증상이나이학적소견의이상은없었다. 동생은내원당 시혈압 100/56 mmHg, 맥박수 106 회/분, 호흡수 26 회/분, 체온 36.7°C 였다. 신체계측상체중 은 12.2 kg (5–25 백분위수), 키는 93.2 cm (25–50 백분위수), 체질량지수는 14.05 kg/m2 (5 백분 위수미만) 이었다. 자매의피부소견은언니와동생모두에서이마에서부터양쪽눈주위, 코주위, 양쪽뺨에이 르기까지비교적경계가명확한홍반이관찰되었고, 인설이동반되었다(Figs. 1A and 2A). 언니 는동생보다홍반과인설이더심한상태였고, 홍반의경계도더명확하게관찰되었다(Fig. 1A).언니는입원당일시행한말초혈액검사에서백혈구 14,890/mm3 (림프구 62%, 호중구 29%,
단핵구 5%, 호산구 1%), 혈색소 14.0 g/dL, 혈소판 423,000/mm3이었으며, 소변검사는정상
소견을보였다. 혈청전해질검사에서 Na 138 mEq/L, K 4.5 mEq/L, Cl 102 mEq/L였고, 혈액요 소질소 9.6 mg/dL, 크레아티닌은 0.40 mg/dL였다. 혈청생화학검사에서총단백질/알부민 7.7/4.7 g/dL, 총빌리루빈 0.3 mg/dL, aspartate aminotransferase (AST)/alanine aminotransferase (ALT) 25/17 IU/L, 혈청 lactate dehydrogenase (LDH) 341 IU/L였다. C-반응단백 4.5 mg/L (정상 범위: 0–8 mg/L), 적혈구침강속도 25 mm/hr이었다. 단순흉부촬영에서특이소견은없었다.
동생의입원당일시행한말초혈액검사결과는백혈구 14,460/mm3 (림프구 62%, 호중구 29%,
단핵구 5%, 호중구 1%), 혈색소 13.5 g/dL, 혈소판 471,000/mm3이었으며, 소변검사는정상소
견을보였다. 혈청전해질검사상 Na 139 mEq/L, K 4.6 mEq/L, Cl 105 mEq/L였고, 혈액요소질소 11.9 mg/dL, 크레아티닌은 0.29 mg/dL였다. 혈청생화학검사상총단백질/알부민 6.8/4.4 g/dL, 총빌리루빈 0.4 mg/dL, AST/ALT 36/11 IU/L, LDH 415 IU/L였다. C-반응단백 0.5 mg/L (정상범위: 0–8 mg/L), 적혈구침강속도 3 mm/hr이었다. 단순흉부촬영에서특이소견은없었다.
자매의얼굴발진원인감별을위해, 피부에서세균, 진균, herpes simplex virus (HSV) 배양검
사를진행하였고, 추가로얼굴병변에서면봉도찰을통해 HSV 1 및 2 polymerase chain reaction
B A
D C
Fig. 1. The pictures of the older child with the tinea faciei lesions before and after antifungal treatment. Skin lesions (A) on the day of the hospitalization, (B) 6 days after the antibiotics and the acyclovir treatment, (C) 6 days after the oral terbinafine and the topical isoconazol treatment, and (D) 20 days after the oral terbinafine and the topical isoconazol treatment.
(PCR)을시행하였다. 또한혈액에서면역글로블린 E 수치와 beta-D-glucan (Goldstream Fun-gus(1-3)-β-D-Glucan test; Gold Mountain River Tech Development, Beijing, China) 검사를시행
하였다.
환아들은입원후피부과협진을보았으며, 피부과협진상포진감염을우선고려해볼수있
고, 동반된이차피부세균감염도의심할수있다는답변을받았다. 피부에서나간세균, 진
균, HSV 배양검사결과를기다리면서경험적으로 cefazolin과 acyclovir를정맥으로투여하
였다. 입원 3일째언니의피부세균배양검사에서메티실린내성황색포도알균(methicillin-
resistant Staphylococcus aureus, MRSA) 이동정되었으며, 동생의피부배양검사에서도 Staphylo-coccus species가자란다고보고되었다. MRSA에대한항생제감수성검사결과 clindamycin 감 수성으로보고되어항생제를 cefazolin에서 clindamycin 정맥제재로바꾸었다. 두자매에서면역글로불린 E 수치가높게보고되었고 (언니: 494 kU/L, 동생: 196 kU/L, [정상 범위: 39–100 kU/L]), beta-D-glucan 결과도두명모두에서증가된소견을보였다(언니: 712.5 pg/mL, 동생: >1,000 pg/mL, [정상범위: 6 pg/mL 이하]). 입원 4일째, 자매모두심한가려움 증을호소하여정맥으로 dexamethasone (0.1 mg/kg/dose)을 2차례투여하였고, 가려움증이 호전되었다. B A D C
Fig. 2. The pictures of the younger child with the tinea faciei lesions before and after antifungal treatment. Skin lesions (A) on the day of the hospitalization, (B) 6 days after the antibiotics and the acyclovir treatment, (C) 6 days after the oral terbinafine and the topical isoconazol treatment, and (D) 20 days after the oral terbinafine and the topical isoconazol treatment.
입원기간동안피부병변외에다른전신증상의변화는없었고, 피부병변도다른부위로발 전되지않았기에(Figs. 1B and 2B) 진균및 HSV 배양검사는외래에서확인하기로하고, 경구 clindamycin과경구 acyclovir를퇴원약으로처방하여입원 6일째퇴원하였다. 퇴원 6일뒤, 외래에재내원한자매는여전히인설과홍반을동반한얼굴발진을보였으며, HSV PCR 검사및배양검사는음성으로확인되었다. 환아는항생제와항바이러스제치료에 도반응을하지않는난치성얼굴발진이지속되고, 다른전신증상은없었기에피부과에재 협진을의뢰하며기다리던중퇴원 8일째, 언니의입원당시피부진균배양검사에서사상 진균(mold)이자란다는보고를받았다. 이에두자매에게경구 terbinafine (언니: 125mg, 하 루 1회, 동생: 62.5 mg, 하루 1회) 및국소 isoconazole 치료를시작하였다. 최종피부진균배양 검사에서는 Trichophyton interdigitale이동정되었다. 항진균제치료 6일후언니(Fig. 1C)와동생 (Fig. 2C)의피부병변은호전양상을보였다. 3주간경구 terbinafine과국소 isoconazole을사
용하였고, 투약후두자매의피부소견은더욱호전되었으며(Figs. 1D and 2D), 이후두명모
두재발없이완치되었다.
본증례보고는연세의료원세브란스병원연구심의위원회(Institutional Review Board, IRB)
에서심의후서면동의를면제받았다(IRB No. 4-2020-0875).
고찰
얼굴백선은보통체부백선(tinea corporis)의일부로간주되어왔지만, 얼굴의해부학및생 리학적특징, 반복적인햇빛에의노출, 반복적인세수및화장품의사용등으로인해서체부 백선과는다른비전형적인임상양상을보이게되고, 다른질환으로잘못진단하게되는경우 가많아서최근에는독립된형태의피부사상균증으로다루어지고있다.4)얼굴은항상외부 에노출되는부분이기때문에, 외부의자극에의해얼굴백선의피부병변이다양하게나타 날수있어여러피부질환과감별하는것이중요하다. 또한피부질환영역에서많이사용하 는국소스테로이드제는일시적으로습진성염증반응을감소시켜얼굴백선이일시적으로 호전되는것처럼보이게할수있으나, 궁극적으로는피부사상균의감염확산을억제하는면 역작용을감소시키고, 오히려처음형태의병변을변형시켜서얼굴백선의진단을더어렵게 만들수있으므로주의해야한다. 감별해야할질환으로는피부세균감염, 단순포진감염, 접 촉피부염, 원판형홍반성루푸스, 여드름, 아토피피부염등이있다. 이번증례의경우에도 단순포진감염을먼저고려하였을정도로진단이어려울수있다. 얼굴백선은피부사상균이얼굴의각질층에서자라서피부증상을일으키기때문에전형적 인경우경계가명확한환형의피부병변과함께가운데에는인설반을동반하는특징이있 다. 하지만임상에서는비전형적인양상을보이는경우가많아다른질환으로오인되기쉽 다. 스페인에서는 30년간소아에서진단된얼굴백선에대해진행한후향적연구에서 8.9% 의오진율이보고된바있으며7)국내에서는일개대학병원에서 8년간진단된얼굴백선환 자에대해진행한후향적연구에서 4.8%의오진율이보고된바있다.1)따라서, 항바이러스제 및항생제, 스테로이드제등의치료에도불구하고반응이없는얼굴의피부병변에대해서, 얼굴백선을감별진단의하나로고려해야한다.소아에서얼굴백선은과거체부백선의하나로간주되어, 독립된범주로의역학조사는드 문실정이다. 국내의경우, 1996년 2월부터 2001년 1월까지 5년간 3차대학병원피부과외래 에내원한 15세이하소아청소년에서피부사상균감염으로진단된총 389명의환자중 29명 (7.5%)이얼굴백선으로진단된보고가있다.8)국외에서는 1977–2006년동안스페인 Costa del sol 병원에서피부사상균감염으로진단된 818명의소아환자중얼굴백선은 73명으로, 전체 피부사상균감염의 8.9%를차지하였다.7) 얼굴백선의진단은진균배양검사나 KOH(수산화칼륨) 용액검사를통해이루어진다. 침범 된피부검체에서진균배양검사를시행하여피부사상균이배양되거나, KOH 용액검사에서 각질에침범한피부사상균의균사와포자를관찰함으로진단할수있다. 진균배양검사의 경우원인진균을동정하기까지최대 4주이상소요되므로초기진단이늦어질수있고, KOH 용액검사는보통숙달된피부과의사가시행하는경우가많으나병원규모에따라검사가잘 이루어지지못하는경우도있다. 또한 KOH 용액검사에서균사가발견된경우에피부사상 균이외의다른진균감염의가능성이있으므로추가진균배양검사가필요할수있다. 따라 서, 이두방법의단점들을극복하기위해서진균의항원혹은대사산물의농도를측정하여 간접적인증거로서더빨리진균감염을진단하려는연구들이있어왔으며 beta-D-glucan 검
사도이중하나이다.9,10) Beta-D-glucan은 Candida, Aspergillus 등여러진균의세포벽성분으로,
beta-D-glucan 농도의현저한증가는진균감염증을반영하므로피부사상균을비롯한진균
감염의조기진단및치료반응지표에유용하게사용된다.11)하지만셀룰로오스를이용한혈
액투석, 알부민투여, 면역글로불린주사, beta-D-glucan을생성할수있는균혈증(Pseudomonas
aeruginosa, Streptococcus pneumoniae, Alcaligenes faecalis, etc.)이동반될경우위양성소견을보일수
있어결과해석에유의해야한다.12) 본증례에서는환자의진균배양검사결과가보고되기전에, beta-D-glucan 수치가높아져 있어진균감염을의심해볼수있었고, 최종적으로진균배양검사에서피부사상균이배양 되어얼굴백선을확진할수있었다. 따라서, 감별진단이어려운피부병변을가진환자에서 beta-D-glucan을검사하고만약수치가증가되어있다면피부진균감염에대한추가확진검 사를적극적으로시행해볼필요가있다. 얼굴백선의치료는항진균제의국소도포또는경구복용을기본으로하며, 국소도포치 료만으로도효과적인경우가많다. 하지만, 면역저하환자, 피부침범이광범위한경우, 국 소도포치료에호전이없는경우에는경구항진균제를사용해야한다.13)경구항진균제로
는 terbinafine, itraconazole, fluconazole, griseofulvin 이소아에서도비교적 안전하다고알
려져있어소아얼굴백선치료에흔히사용되며, 도포용항진균제로는 azole계약물
(keto-conazole, flu(keto-conazole, itra(keto-conazole, imidazole), ciclopirox olamine, allylamine계약물(naftifine, terbinafine) 등이사용된다.13)본증례의소아들은피부병소가얼굴전체에광범위하게퍼져 있고, 만성경과를보이고있어피부과의료진들과상의하여 3주간 terbinafine 경구복용및 isoconazole 국소도포를병용하였고, 약물의부작용및재발없이완치되었다. 본연구의제한점은첫째, 자매가비슷한임상증상을보였으나원인진균은언니에서만배 양되었다는점이다. 동생의경우언니에비해검사당시얼굴의홍반이심하지않았고, 검체 를채취할만한인설부위가거의없었기때문에적절한검체를얻지못하여진균이배양되
지못했을가능성이있다. 하지만, 언니와동생간의접촉력, 유사한얼굴발진의범위및형 태, 증가된 beta-D-glucan 수치, 항진균제치료후에피부병변이완치된점등을고려하면동 생도임상적으로얼굴백선으로진단할수있다. 또한다른가족구성원이나환아들이등원 하는어린이집에서는같은증상을보이는환자가없었는데이는자매간에는수건및침구를 공유할정도로반복적인밀접접촉이있었으나다른가족이나친구들과는밀접접촉을하는 환경이아니었기때문으로추정된다. 둘째, 진균배양검사에서배양된 T. interdigitale에대하여항진균제감수성검사를시행하지 못한점이다. 피부사상균에대한항진균제감수성검사는예전부터액체배지희석법이사용 되어왔으나시간과노력이많이들어대부분의검사실에서일상적검사로시행하기어려우 며, 환아들은항진균제치료후에피부병변이호전되어추가로항진균제감수성검사를의 뢰하지못했다. 소아의얼굴에발생한피부병변은자세한병력청취와세심한관찰을통해진균감염의가 능성을의심해봐야하며, 특별히국소스테로이드제, 항생제, 항바이러스제등의기존치료 에반응하지않는얼굴의병변은반드시진균검사를통해서얼굴백선을확인해야한다. Beta-D-glucan 검사는얼굴백선을진단하는데보조적수단으로도움이될수있다.
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