Clinical Features and Radiological Findings of Cystic Tumor of the Pancreas

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서 론

최근 영상진단 기술의 발달로 증상이 있는 경우뿐만 아 니라 증상이 없는 췌장의 낭성 병변의 발견이 증가하고 있 다. 췌장의 낭성 병변은 80∼90%가 염증성 가성낭종이고, 10∼15%는 낭성 종양이고, 그 중 낭성 종양의 대부분은 전 암성 또는 암성 병변이므로 양성인 가성낭종과의 구분이 중요하다.(1-3)

두 병변의 감별점으로 췌장염의 유무, 영상 검사에서의 차이, 주췌관과 낭종의 관계 등이 있으나, 단방 점액성 종양 (unilocular mucinous tumor)이나 분지형 췌관 내 유두상 점 액성 종양(branched type intraductal papillary mucinous tumor) 과의 정확한 감별은 어렵다.(1,2,4)

췌장의 낭성 종양은 장액성 낭성 종양(serous cystic tumor), 점액성 낭성 종양(mucinous cystic tumor), 췌관 내 유두 상 점액성 종양(intraductal papillay mucinous tumor, IPMT), 고형 가유두상 상피성 종양(solid pseudo-papillary epithelial neoplasm, SPEN)이 대부분을 차지하고, 드물게 낭성도세포

췌장 낭성 종양의 임상 양상 및 방사선학적 소견에 대한 연구

인제대학교 의과대학 상계백병원 외과학교실, ¹영상의학과학교실

유용관․이우용․양근호․배병노․김기환․한세환․김홍주․김영덕․김홍용․정명자¹

5/5 (100%) by radiological evaluation. There was no calcification, but external lobulation was common in the IPMT. The SPEN had no specific radiological findings except for peripheral calcification.

Conclusion: Future multicenter studies with endoscopic sonography and aspiration cytology is needed for improved accuracy of diagnosis. (J Korean Surg Soc 2006;71:440- 446)

Key Words: Cystic tumor of pancreas, Serous cystic tumor, Mucinous cystic tumor, Intraductal papillary mucinous tumor (IPMT), Solid pseudo-papillary epithelial neoplasm (SPEN)

중심 단어: 췌장의 낭성종양, 장액성 낭성종양, 점 액성 낭성종양, 췌관 내 유두상 점액종 양, 고형 가유두상 상피종양

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ Departments of Surgery, ¹Radiology, Sanggye Paik Hospital, College of Medicine, Inje University, Seoul, Korea

Clinical Features and Radiological Findings of Cystic Tumor of the Pancreas

Yong-Kwan Yoo, M.D., Woo-Yong Lee, M.D., Keun-Ho Yang, M.D., Byung-Noe Bae, M.D., Ki-Hwan Kim, M.D., Se-Whan Han, M.D., Hong-Joo Kim, M.D., Young-Duk Kim, M.D., Hong-Yong Kim, M.D. and Myung-Ja Jung, M.D.¹ Purpose: Most cystic tumors of the pancreas are composed of serous cystic tumor, mucinous cystic tumor, solid pseudopapillary epithelial neoplasm (SPEN) and intraductal papillary mucinous tumor (IPMT). With advancements in diagnostic imaging, cystic lesions of the pancreas are being detected with increasing frequency; however, there is still difficulty determining the appropriate diagnostic and therapeutic plan.

Methods: A retrospective review was performed of 15 cases that underwent surgery for pancreatic cystic tumors in our department between July 1995 and August 2005. All 15 cases identified had their records and radiological images reviewed. Radiological findings were characterized and analyzed by one radiologist.

Results: The median age was 55.9 years. Six cases were male and nine were female. Common symptoms included:

epigastirc pain 6/14 (43%) and palpable mass 2/14 (14%).

The accuracy of the preop radiological diagnosis including abdominal CT and US was 12/15 (80%). One case of serous cystic tumor, one of chronic pancreatitis and one SPEN were misdiagnosed; the preoperative diagnosis for these cases was mucinous cystic tumor. Serous cystic tumors were seen with central calcification 2/3 (67%), external lobulation 3/3 (100%); however, the mucinous cystic tumors were seen with peripheral calcification 4/5 (80%), no external lobulation

책임저자：김기환, 서울시 노원구 상계7동 761-1 ꂕ 137-707, 상계백병원 외과 Tel: 02-950-1017, Fax: 02-3391-4393 E-mail: [email protected]

접수일：2006년 8월 18일, 게재승인일：2006년 10월 18일 본 논문은 2005년 대한외과학회 추계학술대회에서 포스터 전시되 었음.

본 논문은 2002년 인제대학교 학술연구 조성비 보조에 의한 것임.

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ma), 낭성 기형종(cystic teratoma), 낭성융모막암(cystic cho- riocarcinoma), 부신경절종(paraganglioma), 림프관종(lymph- angioma), 혈관종(hemangioma)이 있다.(1,2) 장액성 낭성 종 양은 국내외 보고된 21예를 제외하고는 모두 양성종양이 고,(5) 나머지 3가지 종양은 양성에서부터 침습성 암까지 다양한 양상을 나타내어 이들 사이의 감별진단은 치료의 방향 결정에 중요한 부분이 된다.(2,5)

수술 전 이들의 감별은 형태학적 기준에 기초를 두는데, 최근 영상 기법의 발달에도 불구하고 증례 수가 많지 않아 영상검사 소견에 따른 진단기준의 결정에 어려움이 있 다.(2) 침습적 방법으로 낭종액의 진단적 흡인술을 시행하 기도 하나 종양의 파종이나 합병증, 접근적 어려움 등으로 이용이 제한적이어서 실제 각 종양의 감별진단 및 양성, 악 성의 감별은 더 많은 연구가 필요한 상태다.(1,2)

본 연구에서는 본원에서 췌장 낭성 종양으로 수술을 시행 받은 환자의 임상경과 및 영상검사 소견에 대해 재평가하여 감별에 도움되는 부분이 있는지 살펴보고자 하였다.

방 법

1) 대상

1995년 7월부터 2005년 8월까지 상계백병원 외과학교실 에서 수술 전 췌장 낭성 종양으로 의심되어 수술받은 15예 를 대상으로 하였고, 이 중 1예는 수술 후 조직 병리학적 검사상 가성 낭종으로 나와 결과의 영상진단학적 소견에만 포함하였다. 환자의 의무기록을 후향적으로 조사하여 환자 의 연령, 진단 시 증상, 동반질환, 수술 전 종양표지자, 수술 전 영상검사, 수술방법 및 수술과 관련된 합병증, 재발유무, 추적관찰 기간, 조직 병리학적 진단 등을 조사하였다. 환자 의 합병증 및 재발 유무는 복부 전산화단층촬영을 시행하 여 확인된 것을 기준으로 하였다.

2) 영상 검사

모든 환자에서 복부 전산화단층촬영을 시행하였고, 13예 에서 복부 초음파를, 5예에서는 혈관조영술을, 3예에서는 내시경적 역행성 췌담도조영술을 추가로 시행하였다.

복부 전산화단층촬영 및 복부 초음파영상은 환자에 대한 어떠한 정보 없이 한 명의 숙련된 영상진단의학과 전문의 가 재검토하여, 낭성 종양의 위치, 크기(종양의 장경), 개수, 석회화 유무 및 위치(중심부 및 주변부), 외부 소엽형상(external lobulation) 유무, 낭종 내 격막 유무 및 두께(3 mm 이 하와 3 mm 초과), 낭종 내 고형요소 유무, 주췌관 확장 유무 를 다시 확인하여 수술 전 진단으로 기록하였다. 격막의 두 께 3 mm는 난소의 낭성 종양에서 장액성 종양과 점액성 종양의 감별 및 악성화 기준을 적용하였다.(7)

수술은 종양의 위치에 따라 두부 종양 시 췌두부십이지장

절제술을, 미부 종양 시 원위부 췌장절제술을 시행하였다.

결 과

1) 임상적 특성

췌장 낭성종양 14예 중 여자가 9예(64%)로 많았고, 특히 점액성 낭성종양은 5예(100%) 모두 여자였다. 환자들의 평 균 연령은 55.9세(25∼77)였고, 장액성 낭성종양과 췌관 내 유두상 점액종양은 평균 연령이 각각 69.3세(64∼76), 70.7세 (62∼77)로 60∼70대에 많았고, 점액성 낭성종양은 53.2세 (36∼65)로 40∼60대에 주로 호발하였다. 특히 고형 가유두 상 상피종양은 평균 연령 35세(25∼51)로 가장 낮은 연령대 에 호발하였고, 51세의 경우 악성이면서 남자였다(Table 1).

Table 2. Symptoms and signs

ꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚ SCT MCT IPMT SPEN Total (%) ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ

Epigastric pain 0 2 2 2 6 (43)

Palpable mass 1 1 0 0 2 (14)

Anorexia 0 1 0 0 1 (7)

Jaundice 0 0 1 0 1 (7)

General weakness 0 0 1 0 1 (7)

Diarrhea 0 1 0 0 1 (7)

Thirsty 0 1 0 0 1 (7)

Anorexia 0 1 0 0 1 (7)

Nausea 1 0 0 0 1 (7)

Asymptomatic 2 1 1 1 5 (36)

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ SCT = serous cystic tumor; MCT = mucinous cystic tumor; IPMT = intraductal papillary mucinous tumor; SPEN = solid and papillary epithelial neoplasm.

Table 1. Distribution of gender and age of the patients ꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚ

Mean age

Disease M F

(yr, range) ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ

Total pancreatic 5 9 55.9 (25∼77)

cystic tumors (n=14)

Serous cystic tumor 1 2 69.3 (64∼76)

(n=3)

Mucinous cystic tumor 0 5 53.2 (36∼65)

(n=5)

Intraductal papillary 3 0 70.7 (62∼77)

mucinous tumor (n=3)

Solid and papillary 1 2 35 (25∼51)

epithelial neoplasm (n=3)

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ M = male; F = female.

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ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ

2) 증상

임상증상으로는 복통(5예는 상복통, 1예는 미만성 복통) 이 6예(43%), 무증상 5예(36%), 복부 종괴 2예(14%) 순이었 으며, 기타 증상으로 전신 쇠약감, 오심, 설사, 구갈, 황달이 있었으며, 황달은 췌관 내 유두상 점액 종양에서 나타났다 (Table 2). 무증상 환자의 경우 2예는 만성 기침 및 호흡곤란 의 원인 확인을 위한 흉부 전산화단층촬영에서, 1예는 건강 검진에서, 1예는 간낭종 추적관찰 중에, 1예는 충수돌기염 증의 진단적 초음파에서 발견되었다. 장액성 낭성종양, 점 액성 낭성종양, 췌관내 유두상 점액종양 각 1예에서 당뇨가 동반되었으나 이환기간이 모두 10년 이상으로 췌장 낭성종 양과의 관련성은 없었다.

3) 병변의 크기 및 위치

병변의 크기는 최대 지름을 기준으로 평균 5.9 cm였고, 2∼14 cm로 다양하였으며, 종양별로는 장액성 낭성종양 7.3 cm, 점액성 낭성종양 7.9 cm, 췌관 내 유두상 점액종양 3.5 cm, 고형 가유두상 상피종양 5.3 cm로 나타났다. 종양의 위치는 장액성 낭성종양과 점액성 낭성종양의 3예와 5예 모두 미부에 위치하였고, 췌관 내 유두상 점액종양은 3예 모두 두부에 위치하면서 1예는 주췌관형, 2예는 분지췌관 형이었으며, 고형 가유두상 상피종양은 2예(67%)가 두부에 위치하였다(Table 3).

4) 혈액학적 소견

췌장 낭성 종양 14예 모두 amylase 33∼76 (정상범위 30∼

110) U/dl으로 정상 범위였고, CEA, CA19-9는 12예에서 검 사하여, CEA 0.1∼2.7 (정상범위 0∼3) ng/ml, CA 19-9 0.6∼

30.11 (정상범위 0∼37) ng/ml로 나타났다.

5) 영상진단학적 소견

방사선학적 진단은 복부 전산화단층촬영, 초음파, 내시경 적 역행성 담췌관조영술에 의해 이루어졌다. 복부 전산화 단층촬영 및 초음파의 주요한 소견으로 석회화, 외부 소엽 형상, 낭종 내 격막, 고형요소, 췌관 확장 등이 관찰되었다.

종양별 복부 전산화단층촬영의 주요한 소견으로 장액성 낭 성종양은 중앙 석회화 소견이 2/3 (67%), 외부 소엽형상이 3/3 (100%)에서 나타났고, 점액성 낭성종양은 주변부 석회 화 4/5 (80%)에서 보였으나, 외부 소엽형상은 5예 모두에서 없었다. 췌관 내 유두상 점액종양은 석회화가 3예 모두 없 었으며, 외부 소엽형상이 3/3 (100%)에서 있었고, 주췌관형 1예에서 낭성종양과 연결을 나타내는 주췌관 확장 소견을 보였으며, 고형 가유두상 상피종양은 고형요소가 3/3 (100%) 에서 나타났다(Table 4).

수술 전 복부 전산화단층촬영 및 초음파에서 점액성 낭 성종양으로 의심되었으나 수술 후 조직 병리 검사에서 가 성 낭종으로 진단된 1예를 포함, 15예 중 3예에서 수술 후 진단이 바뀌었다(진단적 정확도 80%). 진단이 바뀐 3예 모 두 수술 전 점액성 낭성종양으로 의심하였는데, 장액성 낭 성종양의 경우 외부 소엽형상은 있었으나 3 mm 이상의 두 꺼운 격막을 가지고 있었으며, 가성 낭종의 경우 단방(unilocular)성 낭종으로 방사선학적으로 점액성 낭성종양과 감 별할 수 있는 소견은 없었으며, 췌관 내 유두상 상피종양은 두부에 위치하고, 외부 소엽형상의 소견이 있었으나 가지 췌관형의 단방성 낭종이었다(Table 5).

내시경적 역행적 담췌관조영술은 2예의 췌관 내 유두상 점액종양과 1예의 장액성 낭성종양에서 시행하였으며, 췌 관 내 유두상 점액종양 1예에서 확장된 췌관 및 낭종과의 연결 소견을 보였고, 다른 1예는 췌관 확장 및 충만 결손을 Table 3. Location and size of cystic neoplasm of the pancreas

ꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚ

Disease Head Tail Mean size (cm)

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ

Total 5 9 5.9 (2∼14)

SCT 0 3 7.3 (5.7∼10)

MCT 0 5 7.9 (3.8∼14)

IPMT 3 0 3.5 (2∼10)

SPEN 2 1 5.3 (3.2∼8.7)

Table 4. The relationships between image findings and each tumor ꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚ

SCT MCT IPMT SPEN Total

Findings

(n=3) (n=5) (n=3) (n=3) (n=14) ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ Calcification (%)

(-) 1 (33) 1 (20) 3 (100) 0 (0) 5 (36) Central 2 (67) 0 (0) 0 (0) 1 (33) 3 (21) Peripheral 0 (0) 4 (80) 0 (0) 2 (67) 6 (43) External 3 (100) 0 (0) 3 (100) 1 (33) 7 (50) lobulation (%)

Septation (%)

(-) 1 (33) 1 (20) 1 (33) 2 (67) 5 (36) ≤3 mm 1 (33) 4 (80) 1 (33) 0 (0) 6 (43) ＞3 mm 1 (33) 0 (0) 1 (33) 1 (33) 3 (21) Solid 2 (67) 1 (20) 2 (67) 3 (100) 8 (57) component (%)

P-duct 0 (0) 0 (0) 1 (33) 0 (0) 1 (7) dilatation (%)

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보였으며, 장액성 낭성종양에서는 췌관 단절 소견 외에 다 른 소견은 없었다.

6) 수술

수술 방법은 종양의 위치에 따라 결정되었으며, 수술 범 위는 악성 종양에 준하여 수술을 시행하였다. 조직 병리검 사에서 가성낭종으로 진단된 1예를 제외한 14예에서 췌십 이지장절제술 2예, 유문보존 췌십이지장절제술 3예, 췌원위 부절제술 7예, 비장 보존 췌원위부절제술 2예가 시행되었 다(Table 6). 종양별로 수술 방법은 종양의 위치에 따라 차 이를 보였다. 장액성 낭성종양과 점액성 낭성종양은 모두 미부에 위치하여 췌원위부절제술 및 비장 보존 원위부 절 제술을 시행하였고, 췌관 내 유두상 점액종양이나 고형 가 유두상 상피종양은 주로 두부에 위치하여 표준 췌십이지장 절제술 및 유문보존 췌십이지장절제술이 주로 시행되었다.

7) 조직 병리학적 소견

조직학적 소견은 상피 세포의 비정형화 정도에 따라 과 형성 및 경등도 이형성 소견을 보이는 양성 병변, 중증 이형 성 소견만을 보이는 경계성 병변, 상피 내암 및 침윤성 악성 병변의 4종류로 분류하였다. 14예 중 악성 병변은 2예로 췌 관내 유두상 점액종양 1예, 고형 가유두상 상피종양 1예에 서 있었고, 경계성 병변은 췌관 내 유두상 점액종양 1예가 있었으며, 장액성 낭성종양 및 점액성 낭성종양 8예는 모두 양성 병변이었다(Table 7).

8) 합병증

수술 후 합병증에 의한 사망은 없었으며, 수술 2∼3주 후 모든 환자에서 복부 전산화단층촬영을 시행하였다. 합병증 은 7예에서 있었고, 4예는 췌원위부절제부에 체액 저류가 있었으나 경과관찰 중 자연 치유되었고, 2예는 각각 소망낭 (lesser sac)과 상복부 복막 아래에 농양이 있어 체외배액술 시행 후 회복되었다. 1예는 수술 5개월 후 췌공장 문합부에 가성낭종 발생, 2개월 후 자연치유되었다(Table 8).

9) 예후

14예 모두에서 추적관찰이 가능하였고, 현재 모두 생존 Table 5. Review of cases with discrepancy between the pre- and post-operative diagnosis

ꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚ

External Solid Dilatation of Intraductal

Preop. Postop. Location Size (cm) Calcification Septation

lobulation component MPD stone

MCT SCT Tail 5.7 (-) (+) ＞3 mm (+) (-) (-)

MCT PC Head 10 (-) (-) (-) (-) (+) (+)

MCT IPMT Head 3 (-) (+) (-) (-) (-) (-)

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ MCT = mucinous cystic tumor; SCT = serous cystic tumor; PC = pseudocyst; MPD = main pancreatic duct.

Table 8. Complications

ꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚ Complications Number (%) Op. procedure ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ Simple fluid collection 4 (29) DP at all

Op. site abscess 2 (14) One PD, another DP

Pseudocyst 1 (7) PPPD

Total 7 (50)

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ Op. = operation; PD = pancreatoduodenectomy; PPPD = pylous preserving pancreatoduodenectomy; DP = distal pancreatectomy.

Table 6. Type of operation in cystic neoplasm of the pancreas ꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚ

Disease PD PPPD DP SPDP

Total 2 3 7 2

SCT 0 0 2 1

MCT 0 0 4 1

IPMT 2 1 0 0

SPEN 0 2 1 0

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ SCT = serous cystic tumor; MCT = mucinous cystic tumor; IPMT = intraductal papillary mucinous tumor; SPEN = solid and papillary epithelial neoplasm; PD = pancreatoduodenectomy; PPPD = pylous preserving pancreatoduodenectomy; DP = distal pancreatectomy;

SPDP = spleen preserving distal pancreatectomy.

Table 7. Histology of cystic neoplasm of the pancreas ꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚ

Disease Benign Borderline Malignant

Total 11 1 2

SCT 3 0 0

MCT 5 0 0

IPMT 1 1 1

SPEN 2 0 1

(5)

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ 해 있으며, 평균 추적 기간은 75.8 (12∼132)개월, 추적 기간

중앙값은 84개월이었고, 췌장 낭성종양 및 합병증에 의한 사망은 없었다. 수술 74개월 후 고형 가유두상 상피종양 1 예에서 간 좌엽에 재발하여 간 좌엽의 외분엽절제술을 시 행하고 1년 6개월 동안 재발 없이 추적 관찰 중이다.

고 찰

췌장의 낭성 종양은 전체 췌장 낭성 병변의 10∼15%, 췌 장암종의 1%를 차지하고 있다.(1,2) 5년 생존율 4∼6%에 불 과한 췌장 고형암과 달리 이 질환군에 속한 암종의 경우 50∼70%의 높은 생존율을 보여 임상경과, 감별 및 치료에 초점을 두고 현재 많은 시도와 연구들이 진행 중이다.(1,2) 낭성 종양은 Compagno와 Oertel의 조직학적 분류를 기초 로 하면,(1,2) 현재 장액성 낭성종양(32∼39%), 점액성 낭성 종양(10∼45%), 췌관 내 유두상 점액종양(21∼33%), 고형 가유두상 상피종양(＜10%)이 대부분을 차지하고 있다.(1,2) 이 중 장액성 낭성종양은 현재까지 21예의 장액성 낭선암 이 보고되었지만(5) 대부분의 연구에서 양성 종양으로 받아 들여지고 있고,(1-3,6) 나머지 3가지 종양은 양성에서 전암 성, 암성 등의 다양한 양상을 가진다.(1,2) 저자들의 경우에 서도 장액성 낭성종양 3예 모두 양성이었고, 췌관 내 유두 상 점액종양과 고형 가유두상 상피종양에서 양성, 경계성, 악성의 병변을 확인할 수 있었다.

장액성 낭성종양 및 췌관내 유두상 점액종양은 50∼70대 에 호발하고, 점액성 낭성종양은 40∼50대에 호발하는 것 과 달리,(1,2,8-12) 고형 가유두상 상피종양은 20대에 호발 하고 악성의 경우 고령의 남성에 흔하다.(1,13-15) 저자들의 경우에서도 환자의 연령대는 유사한 결과를 보이고 있고, 고형 가유두상 상피성 종양 3예 중 2예는 20대 여성에서 발 생하였고, 1예는 악성이면서 51세 남성에서 발생하였다.

췌장 낭성종양 중 두부나 구부(uncinate process)에 흔하 고, 남성에서 호발(M：F=1∼2：1)하는 췌관내 유두상 점액 종양을 제외한,(1,11,12) 나머지 3분지 종양은 주로 여성에 서 호발(70∼90%)하고, 체부나 미부에 흔하다.(1-3,5,13-15) 저자들의 경우에도 종양의 위치나 남녀비는 대부분 유사한 결과를 보였고, 고형 가유두상 상피종양은 3예 중 두부에 2예(67%) 있었으나 보다 많은 증례에서의 관찰을 요한다.

증상은 위치에 따라 다른 양상을 보이는데, 미부나 체부 에 흔한 세 가지 종양은 주로 상복통 및 복부 종괴를 나타 내고,(1-3,5,9,14) 두부 및 구부에 흔한 췌관 내 유두상 점액 종양은 상복통, 당뇨, 증상이 있는 만성 췌장염, 체중 감소, 황달이 주로 나타난다.(1,10-12) 종양의 종류에 상관없이 무 증상인 경우는 30% 정도로 보고하고 있다.(1,2,9) 저자들의 경우 대부분 상복통 및 복부 종괴를 나타내었고, 췌관 내 유두상 점액종양 1예에서 체중감소를 동반한 전신 쇠약감 및 황달을 나타내었으며, 각 종양별 무증상은 33∼67%를

나타내었다. 췌관 내 유두상 점액종양은 다른 낭성종양에 비해 크기가 작은 것으로 나타났는데 이는 해부학적 구조 상 두부에 위치하여 미부나 체부에 위치한 것보다 빠른 증 상을 나타내기 때문인 것으로 생각된다.

복부 전산화단층촬영 소견은 일반적으로 장액성 낭성종 양에서 다방성(multilocular), 소낭성(microcystic, 0.2∼2 cm), 다양한 크기(1.4∼27 cm), 중앙 석회화(11∼38%)를 보이거 나,(1-3) 조영제 투여 후 낭 주위 조영증강을 보인다.(1) 점 액성 낭성종양은 대낭성(2 cm 이상의 개별낭), 다발성의 조 영이 증강되는 두꺼운 격막(＞3 mm)들과 고형의 벽내결절 을 보이며, 주변부 석회화는 10∼25%에서 보이고,(1,4) 일 부의 경우 낭종벽에서 낭종 내부로 고형 유두상 생성물(고 형요소)이 돌출하기도 하며, 있을 경우 악성의 가능성이 높 지만 없다고 해서 악성을 배제할 수는 없다.(4) 장액성 낭성 종양은 대부분 소낭성으로 보이나 비전형적으로 10∼26%

정도에서는 단방(unilocular) 또는 다방(multilocular)의 대낭 성 소견을 보이는데, 두부에 위치하거나 외부 소엽형상이 존재하고, 낭종벽 조영이 되지않는 경우가 많아 점액성 낭 성종양과의 감별에 도움이 된다.(1,4)

저자들의 경우에서는 장액성 낭성종양에서 중심부 석회 화(67%), 외부 소엽형상(100%) 소견이 흔하게 나타났고, 점 액성 낭성종양의 경우 주변부 석회화(80%)가 흔하고, 외부 소엽형상이 없어 개별낭의 크기뿐만 아니라 외부 소엽형상 의 유무도 두 질환의 감별에 도움이 되었다. 하지만 장액성 낭성종양 1예에서 수술 전 점액성 낭성종양으로 진단되었 는데, 5.7 cm의 다방의 대낭성 소견을 보이며 미부에 발생 한 종양이었고, 석회화가 없었고, 외부 소엽형상과 3 mm이 상의 두꺼운 격막을 가지고 있어 감별이 어려웠다.

저자들의 경우 점액성 낭성종양은 얇은 격막(＜3 mm) 4 예, 중격 부재 1예였으나 타 논문(8)에서 두꺼운 격막을 나 타내는 것으로 보고되고 있어 증례를 모아 추가 연구가 필 요할 것으로 생각되며, 또한 고형 요소의 부재(4/5)가 흔하 게 나타났는데, 저자들의 경우 5예 모두 양성이었다는 점에 서 악성 및 양성의 감별에 도움이 될 수 있으리라 생각된다.

단방의 점액성 낭성종양과 가성낭종의 감별점은 여성, 췌장염의 병력이 없었던 것, 정상 아밀라아제 수치, 낭종내 고형성분, 낭종과 주췌관 사이의 연결이 없는 것, 낭종 주변 췌장의 정상 구조, 세침 흡인검사에서 낮은 아밀라아제 수 치나 높은 수치의 종양표지자, 상피세포의 존재, 배액 수 주 후에도 줄지않는 낭종, 원격 전이의 존재 등이다.(1,2,4) 저 자들의 경우 수술 전후 진단에서의 차이를 보이는 3예 중 만성 췌장염에 의한 가성 낭종의 경우 복부 전산화단층촬 영에서 단방성 낭성종양이었고, 남성이며, 췌장염의 과거병 력이 있었고, 주췌관 확장의 소견을 보였지만 췌실질 내의 석회화 소견은 없어 감별이 어려웠으며, 영상 화질이 나빠 주췌관 확장의 양상(염주모양의 주췌관 확장 등)을 확인할 수 없었고, 세침 흡인을 시행하지 않은 것도 수술 전 점액성

(6)

낭성종양으로 진단하였던 한 원인으로 생각된다(Table 9).

췌관 내 유두상 점액종양의 복부 전산화단층촬영 소견은 주췌관형의 경우 주췌관 확장(＞12 mm)이 췌실질 위축을 동반한 미만성 또는 분절형으로 나타나고,(12,16) 만성 췌장 염에서도 주췌관 확장을 보이나 주췌관형의 경우 췌실질 내의 석회화나 염주모양의 주췌관 확장은 보이지 않는 다.(1) 분지췌관형은 포도송이 모양의 작은 낭종의 군집이 나 단일 낭성 병변을 보이고, 주로 구상 돌기에 위치하며, 낭종의 크기가 1∼2 cm로 작고, 주췌관의 확장은 드물며, 벽결절이나 고형요소, 췌관 석회화, 주췌관과 낭종성 병변 사이의 연결을 나타낼 수 있다.(12,17-19) 저자들의 경우 췌 관 내 유두상 점액종양 3예 모두에서 석회화는 없었고, 외 부 소엽형상이 3/3 (100%)으로 흔했고, 고형성분은 주췌관 형 1예와 분지췌관형 1예에서 동반되었으며, 주췌관형 1예 에서 주췌관의 확장 및 낭종과의 연결을 보였다. 석회화의 경우 만성 췌장염의 과거력이 중요한 연관 인자로 생각되 고, 췌장염의 과거력이 없는 경우에 한해서는 무석회화와 의 관련성도 의미를 가질 수 있을 것으로 생각된다.

수술 전과 수술 후의 진단의 차이를 보이는 3예 중 췌관 내 유두상 점액종양 1예는 가지췌관형의 침윤성 악성 병변 이었고, 두부에 위치한 3 cm 크기의 단낭성 종양이었으며, 외부 소엽형상이 있었으나 주췌관의 확장 및 낭종과 췌관 사이의 연결 소견이 없어 영상 소견만으로는 점액성 낭성 종양과 감별이 어려웠고, 내시경적 역행성 담도췌관조영술 이나 세침흡인의 추가적 검사가 없었던 것도 진단을 어렵 게 한 요인으로 생각된다.

여러 연구에서 췌관 내 유두상 점액종양의 악성 예측인자 로 당뇨, 남성, 폐쇄성 황달, 주췌관형이나 복합형, 주췌관의 현저한 확장(≥10∼15 mm), 큰 벽내결절(≥10 mm), 큰 종양

(≥30 mm), 췌관벽의 불규칙성, 두꺼운 격막, 췌두부에 종양 의 존재 등을 보고하고 있고, 분지췌관형의 경우 악성도의 가능성은 떨어진다고 보고하고 있다.(1,9-12,18,19) 저자들의 경우 3예 중 1예에서 악성을, 1예는 경계성 병변을 나타내 었는데, 악성의 경우 가지췌관형의 3 cm 크기, 고형성분 및 주췌관의 확장은 없었으나 황달을 나타내었다. 경계성 병 변의 분지췌관형은 5.5 cm의 크기에, 다방성 낭종으로 악성 의 가능성을 시사하는 3 mm 이상의 두꺼운 격막이나 고형 요소의 존재가 있었으나 주췌관 확장의 소견은 없었다.

고형 가유두상 상피종양의 복부 전산화단층촬영 소견은 주변부 석회화, 출혈성 괴사를 동시에 분지는 피막 형성이 잘된 낭성종양으로 보인다.(1,13,20) 조영제 투여 시 주변부 조영 증강이 나타나고, 낭성부분은 주로 중앙부에 나타난 다.(20) Ng 등(20)은 초음파나 복부 전산화단층촬영에서 진 단적 가치를 분지는 특징적 소견이 없어 이 두 분지의 영상 기법만으로 진단하기는 어렵고 세침흡인검사 등의 추가적 검사가 필요하다고 하였다.(1,20) 저자들의 경우에도 고형 가유두상 상피 종양과 관련성을 갖는 영상 소견은 없었다.

그러나 여러 연구에서 주변부 석회화와 이 종양과의 관계 를 보고하고 있고,(19,20) 저자들의 경우 67%에서 주변부 석회화를 보이는 것으로 보아 주변부 석회화와 종양 사이 에 관련성은 있을 것으로 생각된다.

췌장의 낭성종양은 복부 전산화단층촬영만으로는 진단 및 감별에 한계가 있어 수술 전 진단 및 감별 진단을 위해 세침 흡인, 내시경적 초음파, 내시경적 역행성 담췌관조영 술, 자기공명영상을 시행할 수 있다.(1,2) 낭종을 세침 흡인 하여 낭종 내액의 amylase와 CA19-9, CEA, CA 125, CA 72-4 등의 종양인자 분석을 이용하면 감별에 도움이 되지만 (Table 9), 침습적 검사라는 점, 종양 파종의 위험이나 출혈 등의 합병증으로 인해 사용이 제한적이어서 영상검사에서 감별이 어려운 경우에 한해 고려해 볼 수 있을 것이다.(1,2) 내시경적 초음파는 복부 전산화단층촬영보다 벽결절이나 췌관 내 유두상 점액종양의 종류나 크기, 병변의 정도를 확 인하는 데 효과적인 것으로 보고하고 있다.(12) 췌관 내 유 두상 점액종양은 내시경적 역행성 담췌관조영술에서 특징 적인 췌관 내 점액 생성 및 분비로 인해 넓은 개구부를 가 지는 확장된 유두 및 췌관을 보여 진단에 필수적 검사라 할 수 있다.(1,10-12) 저자들의 경우 세침 흡인을 시행하지 않았고, 수술 전후 진단적 차이를 보였던 3예에서 세침 흡 인 및 내시경적 초음파를 시행했었다면 보다 더 정확한 진 단적 접근이 가능했으리라 생각된다.

췌장의 낭성종양의 치료는 논란이 많으나 대부분의 연구 에서 원칙적으로 수술적 절제를 추천하고 있다. 그 이유로 수술 전 종양별 감별이나 양성, 악성의 감별이 어렵고, 수술 후 사망률이나 합병증이 낮고, 수술적 절제 후 예후가 좋기 때문인 것으로 설명하고 있다.(21) 장액성 낭성 종양의 경 우 근치적 절제술 후 장기 생존율 95% 이상이고, 점액성 Table 9. Tumor markers of intracystic fluid in the differential

diagnosis of cystic lesions of the pancreas

ꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚꠚ Tumor

SCT MCT IPMT SPEN Pseudocyst

marker

CEA Low High High Low Low but

variable

CA 72-4 Low High High Unknown Low but

variable CA 19-9 Variable Variable Variable Unknown High

CA 125 Low Variable Low Unknown Low

CA 15-3 Low High Low Unknown Low

Amylase Low Low High Low High

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ SCT = serous cystic tumor; MCT = mucinous cystic tumor; IPMT = intraductal papillary mucinous tumor; SPEN = solid and papillary epithelial neoplasm; CEA = carcinoembryonic antigen; CA = cancer antigen.

(7)

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ 낭성종양 및 췌관 내 유두상 점액종양은 낭선종, 경계성 낭

성종양, 상피내암을 가지는 낭성종양의 경우 완전 절제 후 장기 생존율 95% 이상이며,(1,9) 악성 병변인 경우에도 근 치적 절제 후 장기생존율은 50∼76%로 보고하고 있다.(22) 고형 가유두상 상피종양은 평균 9 cm의 큰 종양임에도 주 변 조직에의 침윤은 흔치 않고,(13,20) 수술 후 평균재발까 지는 8.5년, 5년 생존율 90% 이상, 전이가 있는 경우에도 장기생존이 가능하다는 점을 들어 전이부를 포함한 완전 절제를 추천하고 있다.(1,20) 저자들의 경우 14예 모두에서 근치적 절제술을 시행하였고, 치료적 처치를 요하는 합병 증은 소망낭에 농양 1예였으며, 수술을 요하는 합병증은 없 었다. 14예의 모든 환자는 생존 중이며, 췌관 내 유두상 점 액종양 1예와 고형 가유두상 상피종양 1예에서 악성 병변 이 있었고, 이 중 고형 가유두상 상피종양에서 수술 74개월 후 간 좌엽에 재발이 있어 간 좌엽절제술 후 18개월 동안 재발 없이 추적 관찰 중이다.

결 론

췌장의 낭성종양은 드문 질환으로 연구의 진행에 어려움 이 있고, 진단을 위해 전산화단층촬영, 초음파, 세침 흡인, 내시경적 담췌관 조영술 등 여러 가지 기법을 사용하고 있 으나 아직까지도 양성, 악성의 감별 및 비전형적 소견을 나 타낼 때의 감별점 등이 미흡한 상태이다. 수술 전 정확한 진단을 위해 다기관 연구뿐만 아니라 영상검사 외에 적극 적인 진단적 검사가 필요할 것으로 생각되고, 적극적 수술 절제를 통해 보다 더 나은 예후를 기대할 수 있을 것으로 생각된다.

REFERENCES

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2) Brugge WR, Lauwers GY, Sahani D, Castillo CF, Warshaw AL. Cystic neoplasms of the pancreas. N Engl J Med 2004;

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