까다로운 소아 경부 림프관종의 수술적 치료 황덕비

까다로운 소아 경부 림프관종의 수술적 치료

황덕비¹, 이상훈¹, 임소영², 이석구¹, 서정민¹

성균관대학교 의과대학 삼성서울병원 ¹소아외과학교실, ²성형외과학교실

Surgical Treatment of Difficult Cervicofacial Lymphangioma in Children

Deokbi Hwang¹, Sanghoon Lee¹, So Young Lim², Suk-Koo Lee¹, Jeong-Meen Seo¹

1Division of Pediatric Surgery, Department of Surgery, ²Department of Plastic Surgery, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine, Seoul, Korea

Purpose: Cervical lymphangiomas are rare lymphovascular malformations arising in the neck, which form huge fluid-containing cysts.

Treatment of the malformation consists of surgery and sclerotherapy. However, the optimal approach is still controversial. Here, we de- scribe a series of cervical lymphangiomas which have been treated with surgical approaches.

Methods: We retrospectively investigated the medical records of 82 patients who had been diagnosed with cervicofacial lymphangioma

Results: Twelve patients underwent surgical excision of cervical lymphangioma. The median patient age was 3 months at the time of

Conclusion: Surgery for cervicofacial lymphangioma should be conducted carefully in selective cases. A well thought-out surgical plan

Keywords: Cervical lymphangioma, Lymphatic malformation, OK-432 sclerotherapy, Excision, Suction drainage

Received: July 28, 2015, Revised: September 21, 2015, Accepted: October 12, 2015

Correspondence: Jeong-Meen Seo, Department of Surgery, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine, 81 Irwon-ro, Gangnam-gu, Seoul 06351, Korea.

Tel: +82-2-3410-0282, Fax: +82-2-3410-0040, E-mail: [email protected] Copyright © 2015 Korean Association of Pediatric Surgeons. All right reserved.

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서 론

림프관종(lymphangioma)은 림프계와의 정상적인 교류 (communication)가 되지 않아서 생기는 림프관계의 기형 (lymphatic malformation)이며, 양성병변으로 두경부에 75%로 가장 흔하게 발생한다[1,2]. 낭종(cyst)의 크기에 따라 대낭성(macrocystic)과 소낭성(microcystic)으로 분류하며 치료로는 고장성 식염수(hypertonic saline), 블레오마이신 (bleomycin), 에탄올, OK-432 (Picibanil; Chugai Phar- maceutical Co. Ltd., Tokyo, Japan), alcoholic solution of

zein (ASZ, or ethibloc), 독시사이클린(doxycycline) 등[3]

각종 물질(agent)을 이용한 경화요법과 수술이 있으며 대낭 성 및 혼합형 병변의 경우 소낭성인 경우보다 경화요법에 반 응을 잘한다고 보고되고 있다[4,5]. Okazaki 등[6]은 단일 낭포성이면서 대낭성일 경우는 경화요법으로만, 소낭성이 면서 해면상(cavernous) 병변일 경우는 OK-432 경화요법 후 수술적 절제술을 권유하고 있다. 전통적으로 수술적 치료 가 우선하여 행하여졌으나 주변 조직으로의 침투로 인하여 근치적 절제가 불가능하여 수술 후 재발 가능성이 높고 수술 에 동반된 위험성 및 근육위축, 신경손상, 수술 부위 감염, 미

용적 문제 등의 합병증 발생률도 높아[1,7] 최근에는 특히 두 경부에 위치한 크기가 5 cm 미만의 대낭성 병변의 경우 OK- 432를 이용한 경화요법이 최선의 치료법으로 여겨지며 제한 된 경우에 있어서 수술적 치료가 행하여진다. 반복된 경화요 법 이후에 수술을 시행하는 경우에는 주변 조직과의 유착 및 출혈로 수술 중 어려움을 겪을 수 있다[8]. 여기에서는 수술 적 치료를 우선적으로 시행하였던 두경부 림프관종의 경우 들에 대한 삼성서울병원의 사례를 살펴보고 수술 이후 현재 까지의 결과를 평가하였다.

대상 및 방법

2001년부터 2012년까지 본원 소아외과에서 림프관종으 로 진단받은 환아들 중 경부림프관종으로 수술을 받은 환아 12명을 대상으로 하였으며, 추적관찰 기간은 2015년 4월을 기준으로 하였다. 진단 및 수술연령, 성별, 수술 전 경화요법 시행유무, 임상증상 혹은 수술시행 원인, 수술 후 합병증 등 에 대하여 의무기록 검토를 통하여 후향적으로 분석하였다.

수술은 본원에서 단일소아외과 의사(J.M.S.)에 의해서 연속 적으로 행하여졌고 주요 혈관 및 기관을 둘러싸는 림프관종 조직을 최대한의 범위로 가능한 한 주변 조직의 손상 없이 박 리해냈으며 안면신경, 설하신경 등 두경부에 위치한 주요 신 경들로부터의 박리가 필요할 경우에는 소아성형외과 의사 가 현미경 관찰 및 신경자극기(nerve stimulator)를 이용한 신경감시(nerve integrity monitoring)하에 양극성 전기소 작기(bipolar electric coagulator)를 이용하여 세심하게 박 리를 하였다. 모든 경우에 있어서 수술을 종료하기 전 배액관 (closed suction drainage)을 병변 부위에 거치시키고 음압 을 유지하였으며 이후 하루 10 mL 이하로 배액량이 감소한 경우 배액관 제거를 고려하였다. 제거하기 전 배액관을 통하 여 OK-432를 주입한 후 하루 이내에 배액관을 제거하였다.

이때 주입한 OK-432의 양은 병변절제부의 범위에 따라 유 동적이었다.

결 과

구체적인 환자군의 특성 및 합병증을 Table 1를 통해 살펴 보았다. 진단 당시 18세 미만이었던 림프관종 환아는 총 305 명(남:여=179:126)이었으나 경부에 국한된 경우는 82명 (26.9%, 남:여=49:33)이었고(Table 2), 이 중에서 수술적 치 료를 받은 환아는 총 12명(남:여=7:5)이었다. 수술 받은 환 아들의 연령 범위는 생후 3일부터 9세 8개월까지였으며 중 위연령(median age)은 3개월이었다. 수술적 치료를 받은 12 명 중 7명은 산전초음파를 통해 진단되었으며 나머지 5명도

출생 직후 진단되었다. 산전진단된 7명 중 2명은 EXIT 시술 (ex utero intrapartum treatment–umbilicus connection을 유지한 상태로, 태아가 경부까지만 나온 상태에서 기관삽관 후 분만을 진행하는 시술)을 통하여 출생하였다. 총 7명이 수 술 전 경화요법을 시행 받았으며, 호흡곤란 문제를 가진 8명 중에서는 3명이 수술 전 경화요법을 받았고, 이 가운데 1명 은 본원으로 전원오기 전 이미 경화요법을 시행받은 상태였 다. 림프관종의 크기 범위는 3-11 cm (수술 후 검체조직의 크기, 평균 7 cm), 수술시간의 범위는 59-559분(중간값, 300 분)이었다(Table 1). 4명이 기관절개술(tracheostomy)을 받 았으며 이 중, 1, 2, 4번 환아는 수술 후, 10번 환아는 수술 전 에 기관절개술을 시행받았다. 3명은 현재 기관절개관 (tracheostomy tube)을 제거한 상태이고, 4번 환아만 유지 하고 있다. 2명에서 경구섭취 시 기관지 흡인이 관찰되어 위 루술(gastrostomy)을 시행하였다. 5명의 환아에서 수술 후 안면신경 손상이 의심되었으나 3명은 회복되고 4번과 6번 환아에서 손상이 남았다. 본 연구에서 수술을 시행하게 된 원 인으로는 호흡곤란(8예), 경화요법에 반응하지 않은 경우(2 예), 저작과 발음문제로 경구식이가 진행되지 않은 경우(1 예), 경화요법 후 출혈이 발생한 경우(1예)가 있었다. 전체 12 명 중 5명 환아의 임상경과를 구체적으로 살펴보았다.

1. 환아 2

산전진단되었으며 태아 자기공명영상(fetal MRI)상(Fig.

1A) 림프관종에 의한 기도압박이 의심되어 제태연령 39주 에 EXIT를 시행하였고 생후 19일에 절제술을 받았다(Fig.

1B). 후두개(epiglottis) 하방까지 림프관종 조직이 침투해 있는 상태로 완전절제는 불가능하였고 수술 중 안면신경 및 설하신경은 보존하였다. 혀 기저부(tongue base) 가까이 침 범한 병변으로 턱 부위 박리 중 구강(oral cavity) 바닥에 천 공이 발생하여 봉합하였다. 수술 후 2개월경에 기관절개술 과 위루술을 받았고, 수술 후 촬영한 MRI상 인두 주위에 남 은 병변이 있어 전신마취하에 초음파로 확인하면서 병변 내에 OK-432를 주입하였다. 생후 8개월에 위루관(gastrostomy tube)을 제거하였으며 3세 6개월에 기관절개관을 제거하였 다(Fig. 1C).

2. 환아 4

산전초음파로 진단된 환아로 출생 후 1개월 동안 두 차례 의 OK-432 경화요법을 타 병원에서 시행받았다. 이후 호흡 곤란이 지속되어 기관삽관 및 인공호흡기 치료를 받던 중 본 원으로 전원되었다(Fig. 2A). 우측 측두골(temporal bone) 부터 경부에 이르는 병변에 대해 절제술을 시행하였다(Fig.

2B). 먼저 성형외과에서 안면신경을 박리한 후 절제수술을

Table 1. Preoperative Characteristics of 12 Patients with Cervical Lymphangioma and perioperative Details Patient No.Age at diagnosisAge at operationSexPreoperative picibanil injectionCause of operationOperation timea) (min) Removal of drainage tube (POD)b)

Postoperative complication Others TracheostomyGastrostomyFacial nerve injury 1Prenatal3 daysMaleNoRespiratory difficulty23410Yes--EXIT 2Prenatal19 daysFemaleNoRespiratory difficulty55918YesYesYesEXIT 3Prenatal23 daysMaleNoRespiratory difficulty14510---- 4Prenatal2 moMaleYesRespiratory difficulty52246YesYesYesIn another hospital, picibanil (×3), in- tubation 5Prenatal1 yr 10 moFemaleNoRespiratory difficulty2307---- 6Prenatal2 yr 8 moFemaleYesCosmetic problem47025--YesIn Japan, picibanil (×3), ethanol (×3) 7Prenatal9 yr 8 moFemaleYesCosmetic problem30035---In another hospital, picibanil (×1) 8At birth2 mo 2 daysMaleYesRespiratory difficulty24210--Yes- 9At birth2 moFemaleYesSecondary hemorrhage after sclerotherapy1218---- 10At birth3 mo 10 daysMaleYesRespiratory difficulty595Yes--- 11At birth2 yr 3 moMaleYesFeeding difficulty54922---In another hospital, picibanil (×6), RFA (×2) 12At birth5 yr 3 moMaleNoRespiratory difficulty38027--Yes- POD, postoperative day; EXIT, ex utero intrapartum treatment; RFA, radiofrequency ablation. a) Median 300 min, range 59-559 min. b) Mean 19 days, range 7-46 days.

Table 2. Distribution of Our Patients according to the Anatomic Location of Lymphangiomas

Anatomic location n (%)

Head 59 (19.3)

Neck 82 (26.9)

Trunk and extremities 136 (44.6)

Abdomen and mediatinum 28 (9.2)

Total 305 (100)

Fig. 2. (A) Patient No. 4 was transferred to our hospital after OK-432 sclerothe- rapy. (B) This patient had a surgery about lymphangioma involving from right tem- poral area to neck. (C) This photograph was taken 9 months after surgery and a subsequent sclerotherapy.

Fig. 1. (A) Patient No. 2 was diagnosed with cervical lymphangioma prenatally by fetal MRI. (B) The patient was about to have a surgery 18 days after birth through EXIT procedure. (C) This picture was taken 1 year and 8 months after surgery. EXIT, ex utero intrapartum treatment.

Fig. 3. (A) Patient No. 6 visited our hospital after having gotten several times of sclerotherapies using OK-432 and ethanol. (B) This photograph was taken 3 years after surgery.

진행하였다. 수술 1개월 후 성문하협착(subglottic stenosis) 에 의한 호흡곤란으로 기관절개술을, 2개월째 연하곤란 (dysphagia)이 지속되어 위루술을 시행하였다. 수술 후 우측 측두골 부근에 부기를 보여 세 차례 OK-432 경화요법을 받 았으나 효과가 없어 재수술을 고려 중이다. 안면신경의 볼가 지(buccal branch)와 하악골가지(mandibular branch)의 신 경손상이 있어 울 때 아랫입술이 찌그러지는 양상을 보였으 나 개선되고 있으며, 현재 위루관 및 기관절개관은 가지고 있 는 상태이다(Fig. 2C).

3. 환아 6

출생 전 태아초음파로 진단되었고 일본에서 OK-432와 에탄올을 이용한 경화요법을 총 여섯 차례 시행 받았으며 본

원 내원 당시(Fig. 3A) MRI상 대부분이 소낭성 병변으로 OK-432 경화요법이 효과가 없을 것으로 판단되어 절제술 을 시행하였다(Fig. 3B). 수술 25일 후 배액관을 통하여 OK-432를 주입한 후 배액관을 제거하였다. 현재 우측 안면 신경 마비는 호전되어 경미하게 남아있으며 우측 목빗근 (sternocleidomastoid muscle)의 손상으로 좌측으로 고개

Fig. 4. (A) MRI shows macrocystic lym- phatic malformations which are involving from right neck to axilla before OK-432 sclerotherapy (patient No. 9). (B) In- tralesional hemorrhage happened one month after sclerotherapy.

Fig. 5. (A) Sagittal T2-weighted MRI shows cervical lymphangioma which are infiltrating tongue base (patient No.

11). (B) Decreased lymphatic malfor- mation after surgery.

돌리는 움직임이 완전하지 않은 상태로 재활운동치료 중이 다.

4. 환아 9

생후 26일 촬영한 MRI상(Fig. 4A) 경부에서 액와까지 이 어지는 대낭성 림프관종으로 전신마취하에 초음파로 확인 하며 OK-432를 주입하였다. 약 1개월 후 병변 내 출혈로 크 기가 갑자기 증가하고(Fig. 4B) 헤모글로빈이 4.2 g/dL로 측 정되어 수혈 후 절제술을 시행하였다. 수술 후 배액관 제거 시 OK-432를 주입하였다. 수술 3년 후 1 cm 크기의 림프관 종이 우측 쇄골 윗부분에 발견되었으나 OK-432 주입 후 없 어졌고, 수술 5년 후 5 cm 크기의 림프관종이 같은 부위에 발 생하였으나 OK-432 주입 후 없어졌다.

5. 환아 11

경부와 혀까지 침범한 림프관종으로 혀의 움직임이 자유 롭지 않고 음식을 씹지 못했던 환아로 타 병원에서 OK-432 경화요법 및 고주파 열치료(radiofrequency ablation)를 받 은 후 2세 3개월에 본원에 내원하였다(Fig. 5A). 턱밑 절개로

혀기저부의 림프관종을 절제하였고, 혀의 중앙 부위를 쐐기 모양으로 잘라 혀의 길이를 단축시켰다(Fig. 5B). 수술 8일 후 경구식이를 시작하였으나 배액관을 통하여 음식물이 나 와 경구식이를 중단하고 비위관(nasogastric tube)을 통한 경장영양공급을 하였다. 수술 21일 후 MRI를 시행하였으며 배액관을 통하여 OK-432를 주입하고 배액관을 제거하였 다. 수술 29일 후 시행한 식도조영술(esophagography)에서 누출이 없음을 확인하고 경구식이를 시작하였다. 현재 저작 이 가능하고 경구식이에 문제가 없으며, 발음도 알아들을 수 있을 정도로 향상되었다.

고 찰

림프관종은 약 60%가 출생 직후, 90% 이상이 2세 전에 진 단이 되며 두경부에서 가장 흔하게 발견된다[1,2,4]. Ogita 에 의해서 1987년부터 OK-432가 림프관종에서의 경화요 법 치료제로 도입되어 널리 사용되어 오고 있으나 대낭성 병 변이나 일부의 혼합형 병변일 경우에만 효과적이라고 보고 되고 있다[1,3,7]. Okazaki 등[6]은 128명(경화요법 n=50,

수술적 절제 n=78)의 림프관종 환아들을 대상으로 한 치료 결과 비교에 관한 연구에서 합병증으로 림프유출(lymph- orrhea), 안면신경이나 횡격막신경 마비, 감염, 기도폐쇄, 쉰 목소리, 지속되는 통증 등이 수술 후에 경화요법에서보다 두 드러지게 나타난다고 보고하고 있다. Poldervaart 등[1]은 경화요법의 치료결과를 반응이 없거나 50% 미만인 경우를

‘불량한 결과’(poor result)라고 정의할 때 대낭성 및 소낭성 병변에 대한 ‘불량한 결과’를 각각 3% (4/111), 40% (19/48), 재발률을 5% (5/111), 8% (4/48)로 보고하고 있다. 문헌에 따르면 대다수의 림프관종이 수술적 절제만으로 적절하게 치료될 수는 없다고 보여지며 더 심한 병변일수록 여러 치료 가 병합되어 사용되는 경향을 볼 수 있다[9]. Adams 등[9]에 의하면 26.8%에서 수술에 이어 이차적으로 경화요법이 시 행되었고 수술적 치료군에서, 경화요법군보다 더 빈번하게 (16.1% vs. 4.1%) 기관절개술이 시행되었다. 또한 반복된 경 화요법 이후에 수술을 시행하는 경우에는 수술 중 주변 조직 과의 유착 및 출혈로 어려움을 겪을 수 있다고 보고되었다[8].

본 연구에서는 대부분 혼합형 병변이었으며 호흡곤란이 있었던 환아에서 수술 전에 OK-432를 주입한 경우가 3예 있 었고, 이 중 10번과 8번 환아는 각각 2003년과 2004년에 치 료하였다. 10번 환아는 대낭성 병변이 후두부 뒤쪽에 위치해 있었으며 8번 환아는 대낭성과 소낭성이 혼재되어 있는 좌 측경부의 큰 병변이 기도와 후두부를 우측으로 밀고 있었고 두 환아 모두 OK-432를 주입한 후 호흡곤란 증상을 보였다.

4번 환아는 2012년, 외부 병원에서 2회의 OK-432 주입 후 기도삽관을 하고 본원으로 전원되어 수술을 시행하였다. 다 른 연구에서도 두경부 림프관종에서 경화요법 이후에 열, 통 증, 부종 및 발적 등의 국소염증반응의 경미한 합병증뿐만 아 니라 기도폐쇄로 인한 일시적 기관절개술, 경화액 주입 후의 병변 내 출혈, 아나필락시성 쇼크 등의 심각한 합병증이 보고 되고 있다[1,4]. 초기 2003년과 2004년의 2예의 경험 이후 본 원 소아외과에서는, OK-432 주입 후 림프관종의 부종으로 기도폐쇄를 일으킬 가능성이 높다고 판단되는 경부 병변에 서는 경화요법을 먼저 시도하지 않고 수술을 우선적으로 고 려하고 있다.

림프관종을 제거한 후 다량의 림프액 배출로 수술 부위가 다시 커지는 경우를 재발이라고 하지만 이 현상은 림프관종 제거 후 정상 림프관과의 통로가 열려 있어 림프액이 축적되 어 발생하는 현상으로 생각되므로 수술 후 이를 조절하는 것 이 수술 성공 여부의 중요한 요인이 된다. 일정기간 배액관을 유지하고 배액관 제거 시 OK-432를 주입함으로써 열려 있 는 림프관에 염증을 유발하여 폐쇄를 일으켜 수술 후 림프액 의 축적을 막을 수 있었다[10].

악성종양이나 분화를 거듭하며 커지는 양성종양은 아니

지만 두경부에 위치한 큰 크기의 림프관종은 미용상 문제를 유발한다. 환아 자신의 외모로 인한 심리적 위축 및 자신감 상실과 또래 아이들의 놀림 등이 사회적 문제를 야기할 수 있 어 초등학교 입학 전에 병변을 해결해 주는 것이 바람직하다 고 생각한다. 두경부 림프관종의 수술 시 가장 어려운 점은 안면신경의 보존으로 안면신경이 림프관종과 혼재되어 있 는 경우에는 병변의 크기를 고려하여 미용상 큰 문제가 없으 면 수술보다는 경화요법을 시행할 것을 권한다. 6번 환아는 사진에서 보여지듯이 사회 생활이 어려울 정도의 크기로, 이 미 경화요법으로 대낭성 병변은 줄어든 상태였으므로 수술 적 제거를 결정하였다. 7번 환아는 2세경부터 OK-432 주입 경화요법을 수회 시행한 후 9세경 수술을 시행하였다. 본 연 구에 포함된 12명 모두에서 안면신경의 주가지는 보존하였 으나 안면신경의 원위부인 볼가지와 하악골가지의 손상을 피할 수 없는 경우가 있었다. 5명의 환아에서 수술 직후 부분 안면신경마비가 관찰되었으나 대부분 호전되었고 4번, 6번 환아에서 경미하게 남아있는 소견을 보였다.

위에서 언급한 것처럼 두경부 림프관종에서 대낭성 병변 이 혼재된 경우 OK-432 주입이 기도폐쇄를 유발시키지 않 을 것으로 판단된다면 OK-432 경화요법을 먼저 시도한다.

9번 환아는 대부분이 대낭성 병변으로 OK-432 경화요법에 잘 반응할 것으로 기대되었으나 경화요법 한 달 후 두경부에 서 액와부까지 걸쳐 있는 대낭성 병변에 다량 출혈이 발생하 여 수술로 제거하였다. OK-432 경화요법 후 커진 병변이 2 개월 이상 작아지지 않을 경우나 다량의 출혈이 발생한 경우 에는 병변의 림프액이나 고인 혈액을 흡인하여 제거하기도 한다.

림프관종이 혀를 침범한 경우는 매우 드물게 관찰되는데 이러한 경우에도 보통 수술적 절제가 최상의 치료로 여겨지 나 수술로 인한 높은 사망률(morbidity) 및 합병증 발생률 때문에 블레오마이신이나 OK-432를 이용한 경화요법이 대 안으로 시행되고 있지만 그다지 효과적이지 않다고 보고된 다[11]. 혀의 기저부에 림프관종이 위치하였던 11번 환아는 외부 병원에서 경화요법을 시행하였으나 효과가 없어 수술 을 시행한 후 좋은 결과를 얻었지만 수술과정은 상당히 까다 로웠다. 혀 기저부의 림프관종 제거 후 혀의 고정이 어려워 구강외과의사와 상의하여 하악골의 중앙에 혀 기저부를 고 정시켰다.

산전진단된 7예 중 출산 시 기도폐쇄를 일으켜 호흡곤란 을 초래할 수 있다고 판단된 1번과 2번 환아에서 EXIT를 시 행하였다. EXIT는 심한 선천성 횡격막 탈장을 가진 태아에 게 적용해놓은 기관의 클립(tracheal clips)을 제거하기 위해 (reversal of tracheal occlusion) 처음 설계되었으나 현재는 이외에도 거대 경부 종양, 선천성 상기도 폐쇄(congenital

high airway obstruction syndrome), 흉강기형, 일측폐무 형성증, 체외막산소화장치(extracorporeal membrane oxy- genation)로의 전환, 샴쌍둥이의 초기 치료 등과 같은 출생 직후 기도폐쇄나 환기장애를 일으킬 수 있는 선천적 장애를 가진 태아의 출산 시에 태아와 산모의 안전, 특히 신생아의 기도확보를 중점 관리하는 수술로 발전되었다. 수술은 산과, 소아외과, 마취과, 신생아과, 이비인후과 등 여러 전문분야 의사들이 함께 시행한다[12-14]. 또한, 태반의 순환보조가 이루어지는 동안 기관지 내시경 및 기관삽입술, 종양절제술 등이 이어서 행해질 수 있다. 문헌에서는 산모나 태아에서 합 병증을 유발하지 않는 EXIT의 최대 유지기간은 2.5시간으 로 기록되고 있으며 EXIT로 인한 합병증이나 사망발생은 매우 드물게 보고되고 있다[12].

본 연구의 한계로는 전향적 연구 및 치료결과 평가의 표준 화 및 객관화가 어려운 점을 들 수 있다. 이는 기능과 삶의 질 향상이 치료의 성공을 판단하는 중요한 잣대이기 때문이기 도 하다. Adams 등[9]이 시행한 메타분석에서도 림프관종 의 치료 전, 후 평가가 수술은 임상적으로, 경화요법은 이미 지를 통해 주로 이루어지고 있어 두 치료의 결과에 대한 단순 비교가 어려움을 이야기하고 있다. 치료 전, 후의 병변크기, 종류, 중증도 및 기능의 향상 정도를 설명함에 있어 표준화가 이루어질 필요가 있으며 림프관종의 수술적 치료에 관하여 더 많은 경험의 축적 및 전향적 연구, 장기간의 추적관찰 등 이 이루어져야 할 것으로 생각된다[5,9].

완전제거가 불가능하고 안면신경 보존이 어려운 림프관 종의 성격을 고려한다면 경화요법이 첫 치료 방법으로 선택 되어야 하지만 본 연구에서는, 기도폐쇄를 일으키거나 경구 식이가 어려운 경우 경화요법에 반응하지 않는 거대 림프관 종 등에서는 수술적 치료가 더 나은 결과를 가져온다는 것을 보여준다. 그러나 4명에서 수술 후 기관절개술을 시행하여 야 했고, 2명에서 아직 부분적 안면신경손상이 남아있는 결 과는 수술적 치료의 어려움을 단적으로 보여준다. 하지만 절 제수술 후 배액관을 통한 OK-432 경화요법을 병용하는 것 이 림프액의 재축적에 의한 재발을 방지하여 수술의 결과를 향상시킬 수 있는 중요한 보완책으로서 역할을 한다고 생각 된다.

CONFLICTS OF INTEREST

　No potential conflict of interest relevant to this article was reported.

REFERENCES

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