─ 258 ─ 大韓膝關節學會誌・第 1 7卷・第 2號
Volume 17, Number 2, December 2005
슬와동맥에 발생한 외막 낭성 질환 - 1례 보고 -
한림대학교 성심병원 정형외과학교실, 한림대학교 성심병원 흉부외과학교실*, 한림대학교 성심병원 해부병리학교실#
권덕주・이원용*・김건일*・민수기
#・박상욱・김용찬・이기병
= 국문 초록=
슬와동맥에 생긴 외막낭성질환은 드물지만 잘 알려진, 젊은 사람의 간헐적 파행의 원인이다. 이 질환의 원 인은 아직도 명백히 밝혀진 바 없으며, 진단은 문진, 이학적 검사 및 방사선검사로 이루어진다. 평소 건강했 던 4 4세 남자 환자로 약 9개월 전에 시작된 보행시의 좌측 하퇴부 간헐적 파행을 주소로 본원에 방문하였 다. 내원 후 시행한 삼차원 컴퓨터단층촬영 및 컴퓨터단층촬영을 이용한 동맥조영술에서 좌측 슬와동맥부위 에 동맥을 압박하여 심한 협착을 유발시키고 있는 원형의 낭종이 관찰되어 슬와동맥에 생긴 외막낭성질환으 로 진단하고 수술을 시행하였다. 수술은 병변을 포함하여 슬와동맥을 절제하고, 자가복재정맥이식술을 시행 하였다. 수술 후 6개월 추시 기간 동안 이학적, 방사선학적 소견상 낭종의 재발은 관찰되지 않았고, 이식편 의 혈류도 잘 유지되었으며 임상증상도 호전되었다. 저자들은 슬와동맥에 생긴 외막낭성 질환을 경험 하였고 복재정맥이식술 후 하퇴부 동통증상 및 간헐적 파행이 회복되었기에 증례를 보고한다.
색인 단어: 슬와동맥, 외막낭성질환
서 론
외막낭성질환(Cystic adventitial disease)은 혈 관 외막에 생긴 젤라틴성 물질을 포함하는 낭종이 인 접 혈관 내강을 압박하여 국소적인 혈관 협착 및 폐 색을 일으키는 드문 질환이다. 1947년 A t k i n s와 K e y1 )에 의하여 외장골동맥에 발생한 외막낭성질환 이 최초로 보고되었으며, 1998년 L e v i e n과 B e n n6 ) 은 3 2 1예의 보고를 확인하였다. 이 질환은 슬와동맥 에 생기는 경우가 대부분을 차지한다고 알려져 있고
3 ), 젊은 사람의 간헐적 파행의 드문 원인 중 하나이 다. 질환의 진단은 대부분 문진, 이학적 검사 및 방 사선검사로 이루어지며, 정확한 진단 후 적절한 치료
로 완전 치유가 가능하다는 점에서 중요성을 갖는다.
증 례
평소 건강했던 4 4세 남자 환자로 약 6년 전 말에 게 채인 뒤로 갑자기 발생하였고, 약 9개월 전 오토 바이사고 후 악화된 좌측 하퇴부 동통 및 간헐적 파 행을 주소로 내원하였다. 환자는 최초수상 후 1 km 정도 파행 거리를 보이다가, 두번째 수상 후 파행 거 리가 500 m이내로 짧아졌으며, 증상도 심해졌다.
환자는 1 0여년 정도 말 관리인으로 재직하면서 하루 4시간씩 보행 및 구보를 해온 경력이 있었다. 당뇨 및 고혈압의 병력은 없었고, 5년간 하루 한 갑 정도 의 흡연을 지속하였으며, 음주력은 사회수준 정도였
Corresponding Author: Duck Joo Kwon, M.D.
Department of Orthopedic Surgery, Hallym University Sacred HeartHospital, 896, Pyeong-chon dong, An-yang, Kyung-gi do, Korea
Tel : 031-380-1814, Fax : 031-382-1814, E-mail : [email protected]
✽ 본 논문은 2 0 0 5년도 대한슬관절학회 춘계학술대회에서 게시되었음.
다. 이학적 검사상 좌측 대퇴동맥의 맥박은 정상이었 으나, 슬와동맥 및 족배동맥의 맥박은 약하게 촉지되 었다. 슬관절의 굴곡시 족배동맥은 매우 더욱 약하게 촉지되었으나, 명백한 허혈 증후는 관찰되지 않았다.
일반혈액검사, 일반화학검사, 혈액응고검사, 소변 검사 모두 정상범위였으며, 우측 A n k l e - B r a c h i a l I n d e x ( A B I )는 0.98, 좌측 A B I는 0 . 9 0으로 측정되 었다. 3D CT를 이용한 동맥조영검사에서 특징적인 초승달 형태의 혈류가 관찰되었고(Fig. 1), 이에 외 막낭성 질환으로 진단하였다.
전신 마취 하에 환자를 앙와위로 눕히고 좌측 대퇴 부에 종으로 피부절개를 넣고 대복재정맥을 10 cm 가량 박리한 후 절제하였다. 환자를 복와위로 위치를 변경시키고 좌측 슬와부에 위내측에서부터 아래외측 방향으로 S자 피부절개를 통해 슬와동맥을 노출시킨 후 낭종을 전장에 걸쳐서 박리하였다. 수술소견상 낭 종은 대퇴골과 후방의 슬와동맥 후외측부에 위치하였 으며, 동맥의 주행방향에 따라 형성되어 있었다 (Fig. 2). 젤라틴성 물질 및 혈전을 함유하고 있는
6x3cm 크기의 단단한 낭종이 관찰되었다. 슬동맥을 보존하면서 병변을 포함하여 슬와동맥을 절제하고 대 복재정맥을 이용 하여 이식술을 시행하였으며, 수술 중 도플러를 이용하여 230 cc/min혈류를 확인하였 다. 병리조직검사상 낭성퇴화를 보이는 외막층이 관 찰되었다(Fig. 3).
수술 후 9일째 시행한 혈관조영검사에서 슬와동맥 의 정상적인 혈류를 보였으며(Fig. 4), 원위부 맥박 은 건측과 비슷한 정도로 촉지되었다. 수술 후 6개월 추시기간 동안 하퇴부 동통 및 간헐적 파행이 회복되 었고 이학적, 방사선학적 소견상 낭종의 재발은 관찰 되지 않았다.
고 찰
혈관에 발생한 외막낭성질환은 최초 보고 후, 최근
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대한슬관절학회지 제 17 권 제 2 호 권덕주・이원용・김건일・민수기・박상욱・김용찬・이기병
Fig. 1. Preoperative CT angiogram reveals smooth tapering above and below the popliteal artery cyst that created severe stenosis of the left popliteal artery. (“Scimitar sign”)
Fig. 3. Microphotograph shows adventitial layer consistent with cystic adventitial degeneration
Fig. 2. Intraoperative findings shows cyst formation of popliteal artery
까지 약3 0 0예의 보고만이 확인된 드문 질환이다. 이 중 슬와동맥에 생긴 예는 1 9 5 4년 E j r u p와 H i e r- t o n n에 의하여 처음으로 소개되었으며2 ), 전체 외막 낭성질환 중 약 8 5 %로 절대 다수를 차지하고 있다3 ). 국내에서는 김 등5 )에의해 1 9 9 3년 슬와동맥의 외막낭 성질환을 최초로 보고하였다. 남자 환자가 여자 환자 에 비해 1 5배 정도 높은 유병율을 보이며, 평균발생 연령은 4 5세로 보고되고 있으나 여자의 경우 호발 연령이 남자보다 평균 1 0세정도 높다3 ).
이 질환의 원인으로 현재까지 전신적인 조직의 퇴 행설, 반복적인 외상설, 신경절설, 그리고 발생학설 의 가설이 제기되어 있다6 , 8 ). 이중 가장 많은 지지를 받고 있는 것은 반복적인 외상설이나, 아직까지 이 질환의 분명한 발생 원인은 밝혀져 있지 않으며, 아 마도 복합적인 원인이 작용하여 질환을 일으키는 것 으로 여겨지고 있다7 ). 본 증례에 있어서 환자가 1 0 년 넘게 매일 3 ~ 4시간씩 구보를 해왔다는 점, 6년 전과 9개월 전 슬관절 부위에 외상을 받았다는 점이 슬와동맥에 반복적인 외상이 가해지는 것으로 여겨질 수 있다. 하지만 이 질환이 일측성으로 발생하였고,
또한 반대편 슬와동맥에는 검사상 병적인 변화가 없 음으로 미루어 볼 때 반복적 외상이 이 질환을 유발 시켰을 것이라는 명백한 증거는 없다.
슬와동맥의 외막낭성질환의 증상은 갑작스러운 편 측 하지 파행증이며, 드물게 감각 이상, 작열통, 냉 감 등의 허혈성 신경병증이 동반될 수 있지만, 하지 의 급박 허혈증은 문헌상 아직까지 보고된 바 없다고 한다7 ). 이학적 소견상 족배동맥의 맥박이 약하거나 촉지되지 않으며, 슬와부에서 잡음( b r u i t )을 들을 수 있고, 급격히 슬관절을 굴곡시킬 시 원위부의 맥 박이 촉지되지않는 소견인 Ischikawa 증후를 나타 낸다4 ). 감별해야 할 진단으로 슬와동맥 포획증후군, 슬와부 종물 등이 있다.
진단은 초음파 검사, CT, MRI, 동맥조영술 등을 이용할 수 있다. 최근 3D CT를 이용한 동맥조영술 은 단일검사만으로도 진단이 가능할 정도로 매우 유 용하다. 동맥조영술상 흔히 보여지는 양상은 완전 폐 쇄, 언월도 모양의 편심성 부분 폐쇄( s c i m i t a r sign), 모래시계 모양의 동심성 부분폐쇄이다1 0 ). 병 변은 보통 슬와동맥의 중간부위에 있으면서 길이는 1~8 cm로 다양하고, 슬와동맥이 한쪽으로 치우치지 도 않았으며, 병변 이외 부위는 정상적인 동맥이 관 찰된다. 3D CT를 이용할 경우 특징적인 동맥조영술 소견 뿐만 아니라 인접 혈관 및 연부조직과의 관계도 알 수 있어, 진단 및 치료 방침 설정에 도움이 된다.
슬와동맥 외막낭성질환의 치료는 중재적방사선학적 시술을 통한 경피적낭종흡인술과 수술적 치료 등이 있 다. 현재까지 가장 적절한 치료 방법에 대한 무작위 조사는 없었지만 수술적 치료가 좀더 타당하다고 받아 들여지고있다. 경피적낭종흡인술을 시행하면 조기에 낭종이 재발한다고 보고하였으며9 )이는 낭종 내면으로 부터 계속되는 분비때문으로 생각된다. 수술적 치료는 낭종 절개후 내용물을 사출하는 방법, 낭종절제술 그 리고 낭종을 포함한 동맥 절제 후 동맥재건술을 시행 하는 방법이 있으며. 이중 자가정맥이식편을 이용한 동맥우회로술이, 본례와 같이 낭종내 혈전이 형성되어 있거나 부분적으로 슬와동맥 전체를 둘러싼 양상이 있 는 경우에 있어서, 재발을 막고 혈류 및 증상 개선에 가장 좋은 치료로 보고되고 있다7 ).
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대한슬관절학회지 제 17 권 제 2 호 슬와동맥에 발생한 외막 낭성 질환 - 1례 보고 -
Fig. 4. Postoperative angiogram shows that the arterial lumen expands and is completely filled with contrast material
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대한슬관절학회지 제 17 권 제 2 호 권덕주・이원용・김건일・민수기・박상욱・김용찬・이기병
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─ Abstract ─
Cystic adventitial disease of the popliteal artery - a case report -
Duck Joo Kwon, M.D., Lee Weon Yong, M.D.*, Kim Kun Il, M.D.*, Min Soo Kee, M.D.#, Sang Wook Park, M.D., Yong-Chan Kim, M.D., and Kee Byung Lee, M.D.
Department of Orthopedic Surgery, Hallym University Sacred Heart Hospital, College of medicine, Seoul, Korea, Department of Thoracic £¶ Cardiovascular Surgery?, Hallym University Sacred Heart Hospital, College of medicine*,
Seoul, Korea, Department of Pathology, Hallym University Sacred Heart Hospital, College of medicine, Seoul, Korea#
Cystic adventitial disease of the popliteal artery (CADPA) is a rare but a well-known cause of intermit- tent claudication, especially in young patients. The etiology of the disease is still controversial. Diagnosis starts with thorough history taking, physical examination, and radiography. A 44-year-old man presented with intermittent left calf claudication that had begun 9 months earlier (; the symptom-free interval was about 500 m). 3D-CT and CT-angiography revealed an oval cystic mass that compressed the popliteal artery, causing severe stenosis. Surgery was performed; the affected segment of the artery was successful - ly excised and replaced with an autogenous saphenous vein graft. Follow-up is on going. No cyst recur- rence has so far been detected either clinically or by duplex-sonography during the 6-month postoperative period. The graft was patent and the patient was completely symptom free. Severe claudication in young patients, possibly without significant vascular risk factors, should prompt the clinical suspicion of CADPA.
Key Words: Popliteal artery, Cystic adventitial disease
