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경동맥해면정맥굴샛길에 의한 눈돌림신경아래분지마비
김선혜1·백승국2·이재혁1·조재욱1·박경필1·김대성1 양산부산대학교병원 신경과1, 영상의학과2
Inferior Divisional Palsy of Oculomotor Nerve Due to Dural Carotid-Cavernous Sinus Fistula
Seonhye Kim, MD1, Seung Kug Baik, MD2, Jae-Hyeok Lee, MD1, Jae-Wook Joo, MD1, Kyung-Pil Park, MD1, Dae-Seong Kim, MD1
1Department of Neurology, 2Department of Neuro-radiology, Pusan National University Yangsan Hospital, Yangsan, Korea
Isolated inferior division palsy of third cranial nerve is rare. The authors report a patient with isolated, pupil-involving third cranial nerve palsy from a dural carotid-cavernous sinus fistula (CCF). A 57-year-old man complained double vision and pain behind his right eye. Neuro-ophthalmologic examination showed a limitation of the right inferior rectus (IR), right medial rectus (MR), and right inferior oblique (IO) muscles. In conventional angiography, right intracranial & extracranial angiograms showed dural CCF, which shunts between meningeal branches of both the intracranial and extracranial artery and the cavernous sinus. The dural CCF were treated by placement of detachable platinum coils and then his ocular pain, diplopia, and limitation of the IR, MR and IO mus- cles were disappeared.
Keywords: Oculomotor nerve palsy; Carotid-cavernous sinus fistula
서 론
눈돌림신경아래분지마비(inferior divisional palsy of oculomotor nerve)만 독립적으로 발생되는 경우는 흔하지 않다. 눈돌림신경은 해 면정맥동(cavernous sinus)의 앞쪽에서 위분지와 아래분지로 나누어 지기 때문에 분지마비(divisional palsy)의 경우 해면정맥동의 앞부분 혹은 눈확(orbit) 뒷부분의 다양한 병변으로 발생되고,1-4 드물지만 중 뇌경색에 의해서 발생되기도 한다.5 원인으로는 외상, 눈확 경막동정 맥샛길(orbit dural arteriovenous fistula), 바이러스 감염, 혈관염, Tolo- sa-Hunt증후군, 동맥류 등이 있다.1-5 저자들은 경동맥해면정맥굴샛길 (carotid-cavernous fistula, CCF)에 의해 눈돌림신경아래분지마비를 보인 경우를 경험하여 이를 보고하고자 한다.
증 례
57세 남자가 복시와 우안 통증으로 응급실로 내원하였다. 2개월 전 우측 측두부와 우측 안구 뒤쪽으로 통증이 발생했고, 통증은 점차 심 해져 시각등급통증점수 10점으로 견딜 수 없을 정도였다. 약 2주 전부 터 양안 복시가 발생하였고, 복시는 수평과 수직 복시가 혼합된 양상 이었다. 신경학적 검사에서 눈꺼풀의 처짐(ptosis)이나 뒤당김(retrac- tion), 내림지연(lag) 등의 이상은 없었고, 동공은 우측에서 4 mm, 좌측 에서 2 mm로 우측에서 대광반사가 느려져 있었다. 정면 주시에서 우 안은 좌안에 비하여 위쪽, 바깥쪽으로 벗어나 있었고, 눈가림검사 (cover-uncover test)에서 외사시와 상사시가 확인되었다. 단안검사에 서 우안의 상전과 외전은 정상이었고, 내전과 하전은 제한되었다(Fig.
1). 안과에서 시행한 프리즘 눈가림검사(prism cover test)에서 우안의
Correspondence to: Seonhye Kim, MD
Department of Neurology, Pusan National University Yangsan Hospital, Beomeo-ri, Mulgeun-up, Yangsan 626-700, Korea Tel : +82-55-360-2454; Fax : +82-55-360-2152; E-mail: antitj@ hanmail.net
Received: Jun. 13, 2011 / Accepted: Jun. 14, 2011
CASE REPORT
ISSN: 2234-0971 대한안신경의학회지: 제1권 제1호
Clin Neuroophthalmol 1(1):82-84, June 2011
경동맥해면정맥굴샛길에 의한 눈돌림신경아래분지마비 • 김선혜 외
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외사시각 도수는 30, 상사시각의 경우는 16으로 측정되었다. 안구돌 출, 결막충혈, 결막의 혈관 확장, 결막부종 등은 관찰되지 않았고, 각막 반사는 정상이었고, 안면감각은 좌우에서 차이가 없었다. 눈확에서 의 혈관잡음(bruit)은 들리지 않았다. 다른 신경학적 검사에서 이상은 없었다. 환자는 갑상샘 기능저하증으로 약물복용을 하고 있었고, 1년 전 작업 중에 떨어져 머리를 부딪힌 과거력이 있었고, 당시 뇌 컴퓨터 단층촬영에서는 이상이 없었다.
뇌척수액검사에서 이상은 없었고, 결체조직검사를 포함한 혈액검
사에서 특이소견은 보이지 않았다. 안구자기공명영상(orbit magnetic resonance image)에서 중뇌를 포함한 뇌줄기 내 이상신호는 없었고, 자 기공명영상 혈관촬영에서 뇌동맥류를 포함한 이상은 보이지 않았다.
T2-강조 가로영상에서 우측 해면정맥동에 인접하여 저신호강도가 불규칙적으로 관찰되었고(Fig. 2A), T1-강조 조영증강영상에서 같은 부위로 조영증강이 확인되어 보여 뇌혈관조영술을 시행하였다. 뇌혈 관조영술에서 CCF가 확인되었고, 해면정맥굴로 연결되는 샛길은 우 측의 속목동맥(internal carotid artery)의 해면정맥부위에서의 경막샛 Fig. 1. Nine gaze photographs. Nine gaze photographs show exotropia and hypertropia in the right eye.
Fig. 2. MRI, conventional cerebral angiography and reconstructed CT images. T2-weighted axial image shows abnormal vascular signals in lateral side of the right cav- ernous sinus (A). Lateral view of right internal carotid angiography demonstrates fistulous drainage into the cavernous sinus (arrows in B) and inferior petrosal sinuses (arrows in C). Frontal view of right external carotid angiography shows many fistulous channels into the cavernous sinus (arrows in C). Draining flows make mass like blood pouch in the right cavernous sinus (arrows in D-F).
A
D
B
E
C
F
Kim S, et al. • Inferior Divisional Palsy of Oculomotor Nerve Due to Dural Carotid-Cavernous Sinus Fistula
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길(dural fistula), 눈동맥(ophthalmic artery)의 뒷부분에서 분지되는 벌 집동맥(ethmodial branch)이 확인되었고, 해면정맥굴로부터의 배출 은 양측 아래바위정맥굴(inferior petrosal sinus)을 통해서 이루어졌다 (Fig. 2B, C). CCF의 치료를 위해 넙다리정맥을 통과하여 아래바위정 맥굴을 통하여 해면정맥굴로 카테터를 위치시키고 분리형백금코일 (detachable platinum coil)을 이용한 색전술을 시행하였다.
시술 5주 뒤 두통과 우안의 안구통증은 호전되었고, 복시는 정면주 시에서는 없었으나 아래를 볼 때 수직 복시가 남아 있었다. 신경학적 검사에서 우안의 동공은 4 mm로 이전과 차이가 없었고, 대광반사도 느렸다. 단안검사에서 우안의 내전과 하전은 부분적으로 호전을 보였 다. 8주째 검사에서 복시는 없었고, 양측 동공의 크기는 2 mm로 같았 고, 대광반사는 우측에서 좌안에 비해 느렸으나 이전보다는 명확하 게 나타났다. 단안 안구운동검사에서 우안의 내전과 하전 모두 완전 한 회복을 보였다.
고 찰
눈돌림신경은 대뇌다리사이오목을 지나 해면정맥굴을 통과하여 눈확으로 향하게 되는데, 해면정맥굴의 앞부분에서 위분지와 아래분 지로 나뉘게 된다. 아래분지는 아래빗근(inferior oblique muscle, IO), 아래곧은근(inferior rectus muscle, IR), 안쪽곧은근(medial rectus muscle, MR), 그리고 동공조임근(iris sphincter)을 지배한다. 반면 위분 지는 위곧은근(suprerior rectus muscle, SR)과 눈꺼풀올림근(levator palpebrae)을 지배한다.6 이러한 특징으로 아래분지마비 혹은 위분지 마비를 보일 경우 해면정맥굴의 앞부분이나 눈확의 병변을 생각할 수 있다.5 그러나 드물지만 중뇌의 병변이나 대뇌다리사이오목 부위에서 뇌동맥류의 압박에 의한 신경손상으로도 발생될 수 있다.4,5 이와는 달리 뇌 영상 검사 등에서 이상 없이 선행하는 상기도 감염 이후 발생 하였다가 빠르게 회복된 경우,3 또는 당뇨 환자에서 눈돌림신경의 허 혈성 손상에 의한 아래분지마비 등도 보고되었다.7
본 증례는 우측 두통과 우안의 안구통증이 선행한 뒤 복시와 안근 마비가 진행된 환자로 안구운동검사에서 우안의 눈돌림신경아래분 지마비를 보였다. 통증을 동반하는 눈돌림신경 아래분지마비를 일으 킬 수 있는 원인으로 해면정맥굴의 앞쪽과 눈확을 침범할 수 있는 원 인들을 고려해 보아야 한다. 뇌척수액검사와 혈액검사, 그리고 MRI에 서 눈확의 이상은 확인되지 않았고, 신경학적검사에서 안구돌출이
나 결막부종 등 다른 이상은 보이지 않았지만 과거력에서 1년 전 두부 손상을 받은 점, T2강조영상에서 우측 해면정맥굴의 측면으로 관찰 되었던 비정상적인 신호를 통해 CCF의 가능성을 생각해 볼 수 있었 다. 뇌혈관조영술에서 우측으로 CCF가 관찰되었고, 혈관조영검사 시 같이 시행한 CT에서 우측 해면정맥동의 앞, 아래에 혈액웅덩이(vas- cular pool)가 형성되어 있는 것을 볼 수 있는데(Fig. 2D-F), 이로 인하여 인접한 눈돌림신경의 아래분지가 압박되거나 혹은 아래분지로 향하 는 혈류의 감소로 인한 허혈성 손상으로 인해 눈돌림신경의 아래분 지만 선택적으로 마비가 생길 수 있을 것이다.
CCF의 경우 안근마비 외에도 다양한 안 증상이 동반된다. 안구돌 출이나 각막 부종, 각막의 혈관 확장 등이 보일 수 있는데 이는 정맥혈 이 위 혹은 아래 눈정맥을 통해 흘러가게 됨으로써 안구의 정맥울혈 로 인한 정맥압의 증가로 발생된다. 본 증례에서는 해면정맥굴의 혈류 가 아래바위정맥굴을 통해 흘러감으로써 다른 안 증상이 나타나지 않았다.
눈돌림신경아래분지마비는 흔하지는 않으나, 해면정맥굴의 앞쪽 이나 눈확 부위에 생길 수 있는 다양한 원인을 고려해 보아야 한다. 알 려진 원인인 외상, 혈관염, Tolosa-Hunt증후군, 동맥류, 허혈성 손상 외 에도 본 증례처럼 CCF로 인하여 눈돌림신경아래분지마비가 발생될 수 있다.
REFERENCES
1. Cunningham ET Jr, Good WV. Inferior branch oculomtor nerve palsy. A case report. J Neuroophthalmol 1994;14:21-23.
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