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혈청 음성 척추 관절증에서의 족부 병변

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서 론

혈청 음성 척추 관절증(seronegative spondyloar- thropathy)은 건, 인대, 관절막, 근막 등이 골에 부착하 는 부위의 염증을 병리 기전으로 하는 전신적 염증성 질 환이다. 이 질환은 만성적인 경과를 밟으며 여러 부위에 동시에 또는 순차적으로 증상을 유발할 수 있는데2), 주로 척추 및 하지의 말초 관절을 침범하며 특히 초기 증상으 로 후족부 동통을 호소하는 경우가 많다19). 혈청 음성 척 추 관절증은 그 유병률이 점차 증가 추세이고, 조기 치료

가 중요하나 초기 증상이 다양하여 의심하지 않으면 간과 되기 쉽다3). 강직성 척추염과 같이 이미 진행된 경우에는 척추나 고관절 등이 주로 문제가 되고 족부 증상은 잘 나 타나지 않는 반면 혈청 음성 척추 관절증의 초기에는 족 부가 흔히 이환되는 것으로 보고된 바 있어19), 다양한 족 부 증상에 대한 이해는 이 질환의 조기 진단과 치료에 매 우 중요하다5). 본 연구에서는 족부 주변의 동통을 주소로 내원한 혈청 음성 척추 관절증 환자에서 그 임상 양상을 분석하고자 하였다.

혈청 음성 척추 관절증에서의 족부 병변

이춘성․이호승․서지훈

울산대학교 의과대학 서울아산병원 정형외과학교실

Manifestations of Foot Inflammation in Seronegative Spondyloarthropathy

Choon Sung Lee, M.D., Ho Seong Lee, M.D., and Ji Hoon Suh, M.D.

Department of Orthopedic Surgery, Asan Medical Center, College of Medicine, Ulsan University, Seoul, Korea P u rp o s e : To analyze variable inflammatory manifestations around the foot in the early stages of seronegative spondyloarthropathy.

M a te ria ls a n d M e th o d s : Sixty patients, who visited the clinic for inflammatory lesions around the foot and were diagnosed with seronegative spondyloarthropathy, w ere included in this study.

The cases w ere classified according to the m ain inflam m atory lesions of the foot. Extra-skeletal lesions w ere also evaluated.

R e s u lts : Among the main inflammatory lesions of the foot, the most common lesions were insertional Achilles tendinitis and plantar fasciitis in 17 (28.3% ) patients. Eleven (18.3% ) cases were inflam m ation of the m etatarsophalangeal joint or m etatarsal head. Am ong the cases with m ultiple foot lesions, both insertional Achilles tendinitis and synovitis of the m etatarsophalangeal joint were observed in 8 patients. Am ong the extra-foot lesions, back pain or synovitis of the knee joint w ere observed in 17 patients, and 8 cases had sacroilitis. In the patients with extra-skeletal lesions, psoriatic skin lesions w ere observed in 2 patients and uveitis in 1 patient.

C o n c lu s io n : Due to its various and nonspecific manifestations, HLA-B27 related chronic inflam - m atory foot lesions have been easily overlooked and inappropriately treated. Therefore, particular attention should be paid to HLA-B27 positive cases that have w axing and w aning of inflam m atory foot lesions.

K e y W o rd s : Seronegative spondyloarthropathy, Foot, Inflammatory manifestations

통신저자:이 호 승

서울시 송파구 풍납 2동 388-1

울산대학교 의과대학 서울아산병원 정형외과학교실 TEL: 02-3010-3530․FAX: 02-488-7877 E-mail: hosng@amc.seoul.kr

*본 논문의 요지는 2004년 대한족부족관절학회 추계 학술대회에서 구연되었음.

Address reprint requests to Ho Seong Lee, M.D.

Department of Orthopaedic Surgery, Asan Medical Center, College of Medicine, Ulsan University, 388-1, Pungnap-2 dong, Songpa-gu, Seoul 138-736, Korea, Tel: +82.2-3010-3530, Fax: +82.2-488-7877

E-mail: hosng@amc.seoul.kr

(2)

대상 및 방법

1. 연구 대상

2002년 3월부터 2004년 6월까지 족부 주변의 동통을 주소로 내원하여 혈청 음성 척추 관절증으로 진단받은 60 명의 환자를 대상으로 하였다. 진단은 인체 백혈구 항원- B27 (HLA-B27) 양성이면서 Amor 등1)의 진단 기준에 해당되는 경우에 혈청 음성 척추 관절증으로 진단하였다.

진단의 특이도를 높이기 위하여, 임상적으로 의심되지만 HLA-B27 음성인 경우와 HLA-B27 양성이지만 임상적 으로 합당하지 않는 경우는 연구 대상에서 제외하였다.

2. 문진 및 이학적 검사

족부의 동통이 있는 부위의 압통 및 종창 여부를 조사 하였다. 동반된 족부 이외의 근골격계 증상으로 천장 관 절의 압통 여부 및 Gaenslen 테스트를 시행하였고 과거 또는 현재의 증상이 있는 관절의 종창 및 압통 여부를 조 사하였다.

근골격계 이외의 증상으로 시력의 저하, 설사나 과민 성 대장염 유무, 건선성 피부 병변 유무를 조사하여 의심 되는 증상이 있는 경우 해당 과와 협진하여 포도막염, 대 장염, 건선의 유무를 확인하였다. 또한 본원 내원 전 진단 과 치료 및 혈청 음성 척추 관절증으로 확진되기까지의 이환 기간에 대해 알아보았다.

3. 진단병리 검사

혈청학적 검사로 HLA-B27, 혈침 속도(ESR), C-반 응 단백(CRP), 요산(uric acid), 류마토이드 인자(rheu- matoid factor) 등을 검사하였고 라이터 증후군(Reiter's syndrome)에서의 요도염 유무를 알기 위하여 소변 검사 상 백혈구 수를 조사하였다.

또한 1예에서 감염성 병변, 특히 결핵성 감염증과의 감 별을 위하여 조직검사를 시행하였고 2예는 내원 전 타 병 원에서 골수염으로 의심되어 수술을 시행하는 과정에서 조직검사가 시행되었다.

4. 방사선 검사

족부의 단순 방사선 검사 상 골 침식여부 및 종골 아킬 레스 건 종지부의 골극을 조사하였고 내측 종골 결절 (medial calcaneal tubercle)의 골극은 평가 항목으로 고 려하지 않았다. 병변 부위가 다발성으로 나타난 경우와

임상적으로 혈청 음성 척추 관절증이 의심되는 경우 이환 된 병변을 선별하기 위해 23예를 대상으로 골 주사 검사 를 시행하였다. 또한 감염성 병변 또는 다발성 건초염이 의심되었던 2예를 대상으로 자기 공명 영상 검사를 시행 하였고 내원 전 타 병원에서 자기 공명 영상 검사를 시행 후 골수염이나 화농성 관절염으로 의심되어 수술을 시행 하였던 경우가 6예였다.

5. 족부 병변에 따른 분류

현재 병변의 정도를 고려하여 가장 주가 되는 족부 병 변에 따라 환자를 분류하였고, 족부 병변이 다발성으로 나타난 경우 그 양상을 분석하였다.

결 과

1. 환자 분포

환자의 평균 연령은 33세(12-63세)였다. 20대와 30대 가 가장 많아 각각 전체의 55.0%였다. 성별 분포는 남자 가 38명(63.3%), 여자가 22명(36.7%)으로 남녀의 비는 1.7:1이었고 10대에서 30대까지의 환자가 전체 환자 중 43명(71.7%)이었다. 특히 10대에서는 남자가 상대적 으로 더 많았다(Table 1).

2. 진단병리 검사

HLA-B27은 모든 예에서 양성이었고 혈침 속도와 C- 반응 단백이 22예(36.8%)에서 상승되어 있었으며, 류마 토이드 인자는 모든 예에서 음성이었다. 혈청 요산은 모 두 정상이었고, 소변 검사상 백혈구 수가 증가되어 요도 염이 의심되는 경우는 관찰되지 않았다. 3예의 조직 검사 상 모두 만성 염증 소견만 관찰되었고 배양 검사상 균주 는 자라지 않았다.

Table 1. Age and Sex Distribution

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Age Male Female

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10-19 8 2

20-29 14 7

30-39 8 4

40-49 5 5

50-59 1 4

60≤ 1 1

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ

Total 38 22

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(3)

3. 방사선 검사

족부의 단순 방사선 검사상 근위 지골의 골 침식 및 아 킬레스 건 종지부의 골극이 각각 3예에서 발견되었다. 골 주사 검사는 23예에서 시행되었는데 14예에서 다발성 골 섭취(multiple uptake)가 관찰되었고 5예에서 국소성 골 섭취(focal uptake)가 관찰되었으며 4예는 정상 소견이 었다. 자기 공명 영상 검사는 8예에서 시행되었는데 4예 에서 중족 족지 관절의 활액막염이 관찰되었으며 1예에 서 장 족지 신건(extensor digitorum longus)의 건염 및 1예에서 후 경골건(posterior tibial tendon)의 건염 이 관찰되었고 2예에서는 특이적 소견이 관찰되지 않았다.

4. 임상양상

가장 주가 되는 병변으로는 아킬레스 건의 종지부 염증

과 족저 근막염이 17예(28.3%)로 가장 많았지만 단지 중 족골 두의 염증이나 중족 족지 관절염 때문에 내원한 경 우도 11예(18.3%)가 있었으며 그 외에도 후 경골건의 인 대염이나 다발성 건염의 형태로 발현된 경우가 7예 (11.7%), 경골 원위부 골수의 비감염성 염증의 형태로 발 현된 경우도 1예(1.7%) 있었다(Table 2). 족부의 다발성 병변으로는 아킬레스 건의 종지부 염증과 중족 족지 관절 염이 함께 있던 경우가 8예로 가장 많았다(Table 3).

족부 이외의 동반된 증상은 요통과 슬관절염이 각각 17명(28.3%), 천장 관절통이 8명(13.3%), 견관절통이 7 명(11.7%), 흉쇄 관절염(sternoclavicular arthritis)이

Table 2. Main Pathology of the Foot

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Insertional Achilles tendinitis 17 Non-insertional Achilles tendinitis 5

Plantar fasciitis 17

Tibialis posterior tendinitis 6

Peroneal tendinitis 1

Ankle arthritis 1

Metatarsophalangeal joint synovitis 9 Osteopathy of metatarsal head 2 Osteopathy of distal tibia 1

Dactylitis 1

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Total 60

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(4)

3명(5.0%), 수부 관절통 및 고관절통이 각각 2명(3.3%) 이었다. 근골격계 이외의 증상으로는 건선이 2명(3.3%), 포도막염이 1명(1.7%)이었다(Fig. 1). 이학적 검사상 천 장 관절의 압통 검사는 8예에서만 양성이었고 Gaenslen 테스트는 모두 음성이었다.

5. 내원 전 진단

전체 60명의 환자 중 타원에서 전원된 경우가 37명이 었는데, 이들 중 1명은 강직성 척추염으로 치료 중이었으 며, 1명만이 혈청 음성 척추 관절증으로 진단 받은 상태 였다. 나머지 35명(94.6%)은 다른 질환으로 의심되었으 며, 이들 중 13명(22.8%)은 골수염, 봉소염 등 감염성 질 환으로 잘못 진단되어(Table 4), 8명은 수술을 시행 받았 으며 5명(14.3%)은 항생제 투여를 받았으나 증상이 호전 되지 않았다. 1명은 족저 건막염으로 의심되어 근막 절개 술을 시행 받았으나 증상이 호전되지 않았다. 전체 환자 에서 증상의 발현 후 혈청 음성 척추 관절증으로 진단을 받을 때까지 평균 이환 기간은 1년 11개월(4-48개월)이 었다.

고 찰

혈청 음성 척추 관절증은 전신적 염증성 관절 질환 군 으로 강직성 척추염, 라이터 증후군, 건선성 관절염 (psoriatic arthritis), 염증성 장 관절증(inflammatory bowel arthritides), 미분류형 척추 관절증 등을 포함한

2,16,17).이들 질환은 병의 경과가 진행될수록 임상적으

로 구분이 가능해지지만 질병의 초기에는 적절한 진단이 이루어지지 않아 단순히 건염이나 점액낭염 또는 감염성 병변 등으로 잘못 진단되는 경우가 많다3). 족부 동통을

유발하는 염증성 전신 질환으로는 류마토이드 관절염, 혈 청 음성 척추 관절증, 베세트 증후군(Behcet's synd- rome), 전신성 홍반성 낭창, 통풍 등을 들 수 있는데8) Furey7)는 후족부 동통을 호소하는 환자 중 16%가 전신 질환이 있다고 하였다. 특히 혈청 음성 척추 관절증의 경 우 30-75%에서 족부 동통이 초기증상으로서 나타나며9), 족부 증상도 다양하여 아킬레스 건염이나, 족저 근막염 외에도 15% 정도에서는 다발성 건염이나 활액막염만의 형태로 나타나기도 하고 10-30%에서는 중족 족지 관절 의 활액막염과 같은 양상으로 발현되기도 한다6). 본 연구 대상 중 타원에서 전원된 환자 중 13예(22.8%)는 감염성 질환으로 오진되어 수술적 치료와 항생제 치료를 시행 받 았으나 호전되지 않았다. 본 질환의 급성기에는 이학적 소견 및 혈액 검사상 염증성 소견을 나타내면서 자기 공 명 영상 검사상 연부 조직이나 골수의 신호 강도가 증가 하는 부종이나 활액막염의 소견을 나타내어 감염성 질환 과 감별이 어렵다. 특히 중족골 두의 골수염 또는 중족 족지 관절의 화농성 관절염으로 오진되기 쉬운데 혈청 음 성 척추 관절증에서의 급성 염증이 족부에 발현되는 경우 감염성 질환에 비하여 발열이나 동통의 정도가 약하고, 문진상 유사 증상이 반복되거나 증상의 발현이 비교적 오 래 경과하였다는 경향이 있었으나, 증례 수가 적어 두 가 지 질환의 임상 양상의 차이를 통계적으로 분석할 수 없 었다. 향후 이에 대한 연구가 보완되어야 할 것으로 생각 된다. 또한 Lee 등15)은 혈청 음성 척추 관절증에서 후족 부 동통은 55% 정도에서 양측성으로 나타난다고 하였는 데, 본 연구에서는 전체의 46.7%에서 양측성으로 나타났 으며 정도의 차이는 있었지만 주 병변 부위는 대칭적으로 나타났다.

혈청 음성 척추 관절증의 진단은 ESSG (European Spondyloarthropathy Study Group)4) 또는 Amor 등1) 의 진단 기준이 주로 이용되며 비교적 진단의 민감도가 높은 Amor의 진단 기준은 1) 요추부 동통이나 조조 강 직, 2) 비대칭성 소수 관절염, 3) 둔부 동통, 4) 소세지양 족지 또는 수지, 5) 후족부 동통 6) 홍채염, 7) 비임균성 요도염/자궁 경부염, 8) 건선, 귀두염, 또는 염증성 장 질 환, 9) 천장 관절염, 10) HLA-B27 양성 혹은 척추 관절 증의 가족력, 11) 비스테로이드 소염제에 대한 빠른 반응 등이며 각각에 대하여 점수화하여 6점 이상일 경우 진단 이 가능하도록 제시되어 있다. 특히, 건선형 피부 병변, Table 4. Previous Diagnosis of Misdiagnosed Cases

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Diagnosis No. of patients

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Osteomyelitis 5

Tenosynovitis 5

Cellulitis 3

Gout 3

Rheumatoid arthritis 3

Septic arthritis 1

Retrocalcaneal bursitis 1

Pigmented villonodular synovitis 1

Normal 2

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(5)

포도막염, 비뇨기계 궤양이나 감염, 위장관 궤양이나 감 염 등의 동반 여부가 진단에 중요하다. 그러나 본 연구에 서는 근골격계 이외의 증상이 동반된 경우는 건선성 병변 이 2예, 포도막염이 1예에 불과하여서 일반적으로 중요 하게 생각되는 근골격계 이외의 증상이 매우 드물었던 것 으로 나타났다.

본 연구에서의 임상 양상을 분석해 보면 족부 동통 이 외의 다른 근골격계 병변이 현재 또는 과거에 동반된 경 우가 전체 35예(58.3 %)였으며, 그중 요통과 슬관절통이 각각 17예로 가장 많았고. 객관적으로 증명할 수 있는 천 장 관절염은 8예(13.3%), 흉쇄 관절염이 3예(5%)에서 관 찰되었다. 가장 주가 되는 족부 병변으로는 아킬레스 건 의 종지부 염증이나, 족저 건막염이 가장 많았지만 단지 중족골 두의 염증이나 중족 족지 관절염 때문에 내원한 경우도 11예(18.3%)가 있었으며 그중 1예에서는 중족 족 지 화농성 관절염으로 수술 및 항생제 투여하였으나 효과 없었고 본원에서 혈청 음성 척추 관절증 의심하에 8개월 간 sulfasalazine과 methotrexate를 투여하여 치유 된 경우도 있었다(Fig. 2). 그 외에도, 후 경골건의 인대염이 나 다발성 건염의 형태로 발현되거나 경골 원위부 골간단 부의 비감염성 염증이 주 증상으로 나타난 경우 등 그 임 상 양상이 매우 다양하게 나타났다.

Zeidler 등20)은 기존의 혈청 음성 척추 관절증의 초기 단계이거나, 전형적인 혈청 음성 척추 관절증으로 진행하 지 않는 일부 질환군의 미성숙한 형태를 미분류형 혈청

음성 척추 관절증(undifferentiated seronegative spon- dy loarthropathy)으로 분류하였는데, 이는 축성 골격 을 덜 침범하는 소수 관절염 형태로 발현한다는 특징이 있다11,18). 본 연구 대상 중 다른 관절 증상이나 근골격계 외의 증상 없이 족부의 반복되는 염증성 병변이 문제인 25예(41.6%)의 경우를 미분류형으로 구분하였지만 이는 HLA-B27과 밀접한 연관이 있는 족부에 국한된 염증성 병변을 주 병소로 하는 다른 진단 영역이 존재하는 것이 아닌가 하는 의구심이 들어 이에 대한 보완 연구가 필요 하다고 생각한다.

일반적으로 HLA-B27은 한국 정상인의 2.3%에서 양 성으로 나타나는 것으로 보고된 바 있으며14), 국내에서의 혈청 음성 척추 관절증에서의 HLA-B27의 빈도는 강직 성 척추염에서 89%, 건선성 관절염에서는 30%정도로 알 려져 있어12,13) 해외의 보고와 비슷한 수치를 보이고 있 다. HLA-B27은 혈청 음성 척추 관절증의 진단 기준 중 의 하나로서 진단을 위해 필수적인 요소는 아니지만 족부 의 만성적 염증성 병변이 관찰되면서 HLA-B27이 양성 인 경우 혈청 음성 척추 관절증을 의심해 보아야 할 것이 다. 특히 중족 족지 관절의 활액막염이 있을 경우 감염성 질환으로 오인되기 쉬워 주의를 요한다.

본 연구는 모집단 자체가 혈청 음성 척추 관절증 환자 전체가 아닌 족부 병변을 주소로 내원한 환자군이므로, 실제 혈청 음성 척추 관절증 환자에서의 임상 양상을 정 확히 반영한다고 하기는 어렵다. 또한 후향적 연구로서 Fig. 2. A 28-year-old man, who was misdiagnosed as pyogenic arthritis of the third metatarsophalangeal joint. (A) There was no abnormality on the initial plain AP radiography. (B) However, MR image demonstrated increased joint fluid and synovial thickening in the third metatarsophalangeal joint. (C) One year later, there was definite periarticular bony erosion (arrow) at the base of the proximal phalangeal bone of the third toe.

A B C

(6)

향후 체계적 기준을 갖춘 비교 연구가 필요할 것으로 생 각된다. 그러나 혈청 음성 척추 관절증 환자의 족부 동통 양상에 대하여 분석하였고, 이 환자 군에서 주된 족부 병 변에 따른 상대적 빈도의 차이를 구함으로써 향후 족부 동통을 주소로 한 환자에서의 혈청 음성 척추 관절증 또 는 HLA-B27과 연관이 있는 족부의 염증성 병변을 진단 하는데 도움이 될 수 있을 것으로 생각한다.

결 론

혈청 음성 척추 관절증에서의 초기 족부 병변으로 아킬 레스 건의 종지부 염증과 족저 근막염이 가장 흔한 병변 이지만 혈청 음성 척추 관절증으로 진단되지 못하는 경우 가 흔하며 단지 중족 족지 관절의 관절염이나 다발성 건 초염 또는 장골 간단부 골수의 비감염성 염증의 형태로 나타나기도 하여 감염성 질환으로 오인되기 쉽다. 따라서 완화와 악화를 반복하는 족부의 염증성 병변에 대하여 HLA-B27 검사가 필요하며 혈청 음성 척추 관절증의 가 능성을 의심하여야 한다.

참고문헌

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(7)

= 국문초록 =

목 적: 족부의 염증성 병변을 초기 증상으로 하는 혈청 음성 척추 관절증에서의 다양한 족부 병변의 임상 양상을 분석하고자 하였다.

대상 및 방법: 족부 주변의 염증성 병변으로 내원한 환자 중 혈청 음성 척추 관절증으로 진단 받은 60명을 대상 으로 하였다. HLA-B27 양성이면서 Amor의 진단 기준에 해당되는 경우에 혈청 음성 척추 관절증으로 진단하였 다. 족부의 주 병변에 따라 분류하였고 동반된 족부 이외의 근골격계 및 근골격계 이외의 병변을 조사하였다.

결 과: 아킬레스건 부착부염과 족저 근막염이 17명(28.3%)으로 가장 많았다. 그 외에 중족골 두의 염증 또는 중족 족지 관절염이 11명(18.3%)이었으며 족부의 다발성 병변으로는 아킬레스건의 종지부 염증과 중족 족지 관절염이 함께 있던 경우가 8예로 가장 많았다. 족부 이외의 동반된 증상은 요통과 슬관절염이 각각 17명 (28.3%)씩이었고 천장 관절통은 8명(13.3%)에서 관찰되었다. 근골격계 이외의 병변으로 건선이 2예, 포도막염 이 1명에서 동반되었다.

결 론: 족부 병변을 가진 혈청 음성 척추 관절증은 증상이 다양하고 비특이적으로 나타나서 진단이 지연되거나 잘못 진단되는 경우가 흔하다. 따라서 족부의 염증성 병변이 완화와 악화를 반복하면서 HLA-B27이 양성인 경우 혈청 음성 척추 관절증을 염두에 두어야 한다.

색인 단어: 혈청 음성 척추 관절증, 족부, 염증성 병변

수치

Table 1.  Age  and  Sex  Distribution
Table 2. Main  Pathology  of  the  Foot

참조

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