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서 론
육종양 간내담관암은 간의 매우 드문 악성종양이다. 암 종의 육종성 변화는 식도암, 위암, 갑상선암, 자궁암, 폐암 과 담낭암 등 일부 암종에서 보고되고 있다.1 원발성 간세포 암에서 육종성 변이는 국내에서도 보고가 있으며,2 임상적 으로 간동맥 색전술이나 항암치료를 받은 후에 드물지 않 게 보고되어왔다.3 간내 담도암의 육종성 변이에 대한 보고 의 대부분이 일본 증례였고 이 질환의 특징은 발열과 정상 인 종양표지자 검사 결과와 매우 공격적인 파종과 전이 및 기존의 담관암보다는 나쁜 예후를 나타낸다고 한다. 대부 분 병리학적 진단은 면역조직화학 염색에서 간세포암과 쉽 게 구별되며 육종의 기원도 상피세포의 근원을 밝힘으로 담관암과 육종의 이행 부위를 조직구축학적 검사(histologi- cal mapping)에서 확인할 수 있다. 저자들은 임상적으로 육 종성 종괴가 의심되었던 환자에서 간절제술로 진단되었던 골육종성 변화를 동반한 간내담관암 1예를 경험하여 문헌 고찰과 함께 보고하고자 한다.
증 례
71세 남자로 2개월간의 발열과 호흡기 증상이 있어 내과 외래에서 간헐적 항생제 치료를 받았으나 호전이 없었고, 복수와 우측늑막 및 우상복부 간헐적 통증과 불편감의 증 가 및 1개월에 4 kg의 체중감소 등으로 입원하였다. 과거력 상 특이소견은 없었고, 이학적 검진상 우측 최하늑골의 정 중 쇄골선 하방으로 10 cm, 검상돌기 최하단 하방으로 8 cm 정도의 매우 크고 연하며 표면은 매끄러운 간 종괴 소견이 었으며 입원 초기 검사실 소견상 저알부민혈증과 alkaline phosphatase (ALP)의 증가 소견이 있었고 백혈구증가증도
간의 육종양 담관암 1예
대구파티마병원 외과, 1병리과, 2혈액종양내과 김규성․박종훈․배병조․손경락1․신동건2
책임저자：박종훈, 대구시 동구 신암동 302-1 ꂕ 701-010, 대구파티마병원 외과 Tel: 053-940-7235, Fax: 053-954-7417 E-mail: thdus@hitel.net
본 논문의 요지는 2003년 55차 대한외과학회 추계 통합 학술대 회에서 포스터 발표되었음.
Sarcomatoid Cholangiocarcinoma of the Liver; a case study
Kyu Sung Kim, M.D., Jong Hoon Park, M.D., Byung Jo Bae, M.D., Kyung Rak Sohn, M.D.1 and Dong Gun Shin, M.D.2
Department of Surgery, 1Pathology and 2Hemato-Oncology, Daegu Fatima Hospital, Daegu, Korea
A 71 year-old man with persistent fever, right pleuritic pain and discomfort for 2 months was referred to hospital. An imaging study using ultrasonography, computed tomography and magnetic resonance imaging showed a huge hepatic mass, which was revealed to be a sarcoma-like mass of the right lobe of the liver. On laparotomy, 5, 6 and 7 seg- mentectomies were performed. The tumor was 18×16×15 cm in size. On cross section the tumor was a yellowish- fanning, diffusely soft, friable and clearly demarcated mass.
Microscopically, the tumor cells were contained in the sar- comatous component (63%), tumor necrosis (36%) and ade- nocarcinoma component (0.6%) on histological mapping. His- tologically, the tumor was composed of malignant osteoid tumor cells. Immunohistochemical staining for cytokeratin was positive in the sarcomatous components. These findings favored the possible epithelial origin of the sarcomatous cells. Thus, the diagnosis confirmed a sarcomatoid cholan- giocarcinoma, with 2 osteosarcomatous components. After surgery, the pyrexia subsided, but early peritoneal and intrahepatic recurrence occurred 2 months postoperatively.
He received systemic chemotherapy 6 times over 8 months, and partially responded. From our experienced the cha- racteristics of this tumor have been found to be very aggressiveness, with poor prognosis.(Korean J HBP Surg 2004;8:54-59)
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Sarcoma Liver
중심 단어: 담관암, 육종양, 골육종, 간
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주변에 저에코 부분을 가지고 내부는 비교적 에코가 높은 큰 종괴가 발견되었다(Fig. 1). 이후 시행한 복부 CT단층촬 영에서 조영전 영상에서 간 우엽에 전반적으로 저음영을 보이고 내부에 간실질과 비슷한 정도의 음영을 가지며, 3상 조영증강 영상에서 주변부와 중심부에 지연기까지 지 속적 으로 조영증강되는 큰 종괴를 관찰하였다(Fig. 2). 복부자기 공명영상에서 T1-weighted images (WI)조영상에서 저 신호 강도를 가지고 중심부에 간실질과 유사한 정도의 신호강도 를 가지며, T2-WI상 주변부 고신호 강도, 중심부는 등 신호 강도를 보이고, 조영증강 영상에서는 조영증강 CT단층촬 영의 소견과 유사한 중심부에 지속적으로 조영증강되는 양 상을 보였다(Fig. 3). 상장간막 혈관조영에서 조기에 정맥조 영되지 않고 지연기까지 지속적으로 조영 증강되는 양상을
관찰하였다. 발열이 해결되지 않은 채 5일간 계속 알부민을 정맥투여 후 개복술을 시행했다. 수술 중 육안 소견은 우측 늑막과 횡경막에 과도한 유착이 있었고 주위 대망과도 심 한 유착 및 직접 침윤이 의심되었으며 종괴의 낭성 병변의 누출로 인한 복강내 전이가 의심되는 복수가 약 1,000 ml 정도 있었다. 절제는 segment 8을 남기는 우측 간 절제술을 시행하였다. 절제된 간의 무게는 1,600 g이고 종괴는 18×
16×15 cm의 크기이며 경계가 명확한 고형성 종괴로 절단 면의 내부에 괴사, 낭성변화와 출혈을 동반한 생선살 모양 의 황갈색 충실성 조직으로 구성되어 있었다(Fig 4a). 조직 학적 소견상 종괴는 분화가 좋은 선암종과 다형성 육종으 로 구성되어 있었다(Fig. 5a, b) 육종부위는 비정형성의 심 한 핵을 가진 방추형의 세포로 되어 있고 종양세포 사이에 종양성 골형성이 뚜렷하여 골육종으로 진단되었다(Fig. 5c).
선암과 육종은 서로 이행되는 부위가 있었고 조직구축학적 검사상 선암종은 종괴 단면의 0.6%, 나머지는 전부 골육종 이 차지하였으며 괴사는 36%에서 나타났다(Fig. 4b). 면역 조직화학염색상 선암종 부분은 cytokeratin 염색과 high and low molecular cytokeratin 및 CEA 염색에 양성으로 관찰되 었고, 육종부위에서도 cytokeratin에 대한 면역염색상 부분 적 양성으로 관찰되어 육종을 이루는 세포들의 기원이 상 피세포임을 확인하였다(Fig. 5d). 환자는 수술 후 발열과 우 상복부 및 늑막 통증은 호전되었으나 수술 후 2개월째 간내 및 복막 재발이 나타나서 간동맥 및 늑막간 동맥을 통한 색전술 및 항암치료와 육종에 대한 전신적 항암 치료를 시 작했고 6회에 걸쳐 Epirubicin, Ifosfamide, Megesterol base하 에 시행하여 부분 반응을 보였으며 현재 외래에서 경과 관 찰 중이다.
Fig. 2. The precontrast (a), ar- terial (b) and venous (c) phased compute to- mography shows hepa- tic mass with hetero- geneous nature and cen- tral delayed contrast enhancement
a b c
Fig. 1. Ultrasonography shows huge hepatic mass with central echo- genic solid portion and peripheral hypoechoic cystic portion.
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고 찰
간내 담관암은 여러 가지 성장양상과 조직학적 양상을 가질 수 있다. 먼저 성장양상에 따라 mass-forming, periduc- tal-infiltrating, intraductal mass-forming과 periductal-infiltating 의 복합형 등 4가지 성장 형태로 분류했고,4 또한 조직학적 유형에는 관성 담관암(ductal cholangiocarcinoma), 유두상, 점액성, 인환(signet-ring)세포형, 점막표피양(mucoepidermoid), 선편평상피암(adenosquamous), 편평상피암, 낭성선암종 등 의 형태가 관찰된다. 이 외에 육종성 변화를 동반한 담관암 이 매우 드물게 보고되었다.5,6 저자들은 간내 담관암의 상 피세포에서 골육종성 변이를 일으킨 1예를 경험하였다.
일반적인 carcinosarcoma의 이론적 가설은 embryonic rest, collision tumor, stromal induction or metaplasia, totipotential cell로 설명한다7. Carcinosarcoma는 분명히 혼재된 암종과 육종의 표현형이 있고 악성종양이 동질성이든지 이질성이 든지 서로 다른 다양한 분화 정도를 갖고 있다. Wick와 Swanson7의 보고에 의하면 carcinosarcoma의 역사적 면과 현 재와 미래의 시각에서 고려해 볼 때 종양의 실재면에서 sarcomatoid carcinoma가 현대의 초미세구조학적, 세포배양 학적, 면역학적 자료를 분석한 결과에서 하나의 더 적절한 명칭이라 주장한다. sarcomatoid carcinoma은 임상병리학적 으로 대부분 나이가 많고, 빠른 성장과 polypoid growth, poorly differentiated carcinoma의 양상을 띠고 정립된 치료법 이 없는 것이 특징이다.
Fig. 3. Magnetic resonance imaging Axial T1 WI (a) shows huge mass with predo- minantly low signal intensity. At T2 WI (b), high signal in- tense portion are pre- dominantly noted and contrast enhanced T1 WI (c) reveals rela- tively well enhanced central portion and not enhanced peri- pheral portion.
a b c
Fig. 4. (a) Section of fresh gross specimen. (b) Area of 3 color area of containing tumor cells. Yellow area = adenocarcinomatous component (0.6%); Red area = tumor necrosis (36%); Sky blue area = sarcomatous component (63%).
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Schimada 등1이 보고한 육종성 변화가 동반된 담관암의 주요한 특징은 열감을 주 증상이고, 일반적으로 종양 표지 자 등 임상병리적 검사에서 비정상 소견이 나타나지 않으 며, 조직학적으로 미분화성 선암종의 형태를 가지고 예후 가 아주 나쁘다고 보고했다 본 증례와 유사점은 2개월간 장기간 계속 발열이 있었고, CA19-9, CA125, AFP, CEA 등 이 정상 범위였으며, 수술적 절제 후 발열이 사라진 점 등이 있고, 다른 점으로는 검사실 소견상 수술 전 ALP가 581 IU/L로 증가하였다가 수술 후 196 IU/L로 감소한 소견이었 다. 골육종과의 상관관계를 알기 위하여 시행한 ALP의 iso- enzyme study상 술 전, 술 후 큰 차이가 나타나지 않았으나 재발의 monitoring을 위한 인자로 사용할 수 있지 않을까 기
대되었다. 수술 전 진단은 특별한 원인을 발견하지 못한 열 감과 간 종괴로 인한 증상을 가지고 비균질한 양상의 간내 종양이 전형적인 간세포암이나 담관암에 맞지 않는 조영증 강양상과 정상적인 종양표지자 수치를 나타낼 때 육종성 변화를 가진 간세포암뿐만 아니라 담관암의 육종성 변화를 고려해야할 것으로 생각된다. 간세포암의 육종성 변화가 동반되었을 때 담관암과 일반적으로 영상 진단상 유사한 형태를 보인다고 알려져 있다. Honda 등8은 육종성 변화를 동반한 간세포암은 조영증강 CT단층촬영 영상에서 주변부 가 지연기에 지속적으로 조영 증강되는 불규칙한 경계의 간내 종괴로 보이며, 종종 간내전이와 림프절 전이를 동반 한다고 했다. 한편 미분화성 태아성 육종(undifferentiated Fig. 5. (a) Tumor cells, mostly composed of pleomorphic cells without distinctive arrangement pattern including tumor giant cells and scant edematous stroma suggesting sarcoma. No evidence of organized arrangement of tumor cells or dysmorplasia suggesting carcinoma (H&E, ×100). (b) Two components; adenocarcinoma areas with surrounding spindle cells and pleomorphic tumor cells suggesting sarcoma. These finding, characteristic of sarcomatoid carcinoma or carcinoma with sarcomatous transformation (H&E,
×200). (c) Irregular anastomosing reddish stroma with surrounding anaplastic tumor cells suggesting tumor new bone formation.
This feature, in favor of osteosarcomatous area (H&E, ×100). (d) Adenocarcinoma shows positive at the cytokeratin (CK-A) (×
100), the high molecular cytokeratin (HM-CK) (×100) and the CEA (×100). And the sarcoma component of pleomorphic spindle cells are focally positive at the cytokeratin (CK-S) (×200).
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있는데 복부CT단층촬영상 주로 저음영의 종괴로 관찰되며 내부에 다발성의 고형부가 격막과 같이 보이고, 주변부가 조영 증강되는 양상을 가진다고 알려져 있지만 호발연령이 6세에서 10세이며, 90% 이상이 15세 이전에 발생하며, 고연 령에서는 매우 드문 것으로 보고하고 있다9. Mastuo 등5과 Imazu 등6은 악성섬유성 조직구증과 유사한 육종성 변화를 동반한 담관암의 보고에서 수술 전 진단적 영상 소견으로 감별이 잘 되지 않는 비균질한 양상의 종괴를 기술하였다.
본 증례에서는 큰 비균질한 종괴의 형태로 나타난 골육종 성 변화를 동반한 담관암으로 중심부에 비교적 혈관성이 좋은 고형부분을 가지고 주변부에 조영증강이 되지 않는 부분이 관찰되었다.
면역조직화학면역학적 염색에서 cytokeratin은 cholangio- carcinoma인 경우 low & high molecular weight cytokeratin 양 성이며, 간세포암의 경우는 low molecular weight cytokeratin 에만 양성반응을 하며, polyclonal CEA 염색은 간세포암에 비해 담관암에서 더 많은 빈도를 차지하고, 담관암의 약 95%에서 polyclonal CEA에 폭넓고 강하게 염색된다고 했 다.10 이런 점에 미루어 간내 담도암에 부합하는 소견으로 생각된다. Sasaki 등11의 한 부검 증례의 보고는 면역조직화 학적검사에서 선편평세포암과 육종 사이의 transition site에 서 육종성 변화는 담관암내에서 일어나서 빠르게 퍼지는 양상으로 자라는 것을 확인했다. 본 증례에서 담관암의 특 징인 면역조직화학 염색상 담관암 부위에 high molecular weight cytokeratin과 CEA에 양성을 보였고 육종성 부위에도 부분적으로 cytokeratin의 양성을 보인 것으로 봐서 상피세 포의 근원이란 것을 간접적으로 시사하는 소견으로 생각된 다.
단순한 간내 담관암의 치료 및 예후는 비교적 잘 알려져 있어서 Hanazaki 등12의 보고에서 수술적 절제를 시행했던 간내 담관암 환자의 예후는 재발 없이 5년 생존율이 20%였 고, 예후에 관여 인자는 젊은 나이, periductal invasion, 혈관 침습, 림프관 및 림프절 전이였고 절제하지 않은 군과 비교 시 평균 생존율이 절제군 16개월, 비절제군 5개월로 통계학 적으로 유의하게 절제군에서 좋았다고 하고 수술적 절제후 항암치료가 불가피하다도 주장했다. Hirohashi 등13은 간내 담관암의 육안적 성장 양상에 따른 분류와 예후와는 통계 학적 의미는 없으나 tumor-free margin을 확보할 만큼의 폭 넓고 광범위한 절제를 수행해야 한다고 했다. 육종의 일종 인 embryonal sarcoma는 Mcfadden 등14이 수술 전 chemo- therapy, radiotherapy한 후 완전히 수술적 절제술을 시행하 여 수술 후 20개월까지 재발이 나타나지 않았다고 보고했 다. 간의 육종양 담관암의 치료는 수술 당시 이미 전이가 의심되는 경우나 재발이 많아 예후가 아주 좋지 않기 때문 에 공격적인 치료방법이 시도되어 왔으며 아직 정립된 방 법은 없으나 흔히 가능한 한 광범위한 수술적 절제술과 항
암 및 방사선 치료의 병용 치료 등이 보고되었다.15 그러나 육종성 변이를 보인 담관암의 예에서는 수술 전 항암치료 및 방사선 치료 후 절제를 시도한 예를 보고한 것은 없으나 증례에 따라 시도할 수 있는 방법으로 생각되며 수술에 따 른 예후는 보고에 따르면 29개월 이상 생존은 아주 드물고, 수술적 절제 후에도 조기에 재발 등을 보고한다. 본 증례의 경우도 간내 재발 의심되는 양상이 수술 후 2개월 째 보였 다. 이 이후에 시행한 간동맥 및 우 늑간동맥으로의 색전술 및 동맥내로의 항암 치료와 전신적 항암 치료를 6차례 받았 고 외래에서 추적 관찰 중이다.
임상적 영상적 진단을 종합할 때 장기간의 발열과 종괴 로 인한 증상을 가지는 진단 영상상 비균질한 양상의 간내 종괴가 간세포암이나 간내담관암과 맞지 않는 조영증강 양 상인 경우, 또한 종양표지자가 정상범위를 가질 때 담관암 의 육종성 변화의 가능성도 염두해 두어야 하며, 방사선학 적 감별 진단으로는 미분화성 태아성 육종과 간세포암의 육종성 변화 등도 고려해야 한다. 치료는 아직 정립된 것이 없으나 육종성 변화가 동반된 담관암은 수술적 절제술이 수술 전 발열과 같은 증상은 해소해 주고 최대한의 광범위 절제와 항암 치료가 예후에 영향을 미칠 것으로 추측한다.
참 고 문 헌
1) Shimada M, Takenaka K, Rikimaru T, et al. Characteristics of sarcomatous cholangiocarcinoma of the liver. Hepato- gastroenterology 2000;47:956-961.
2) Kim JH, Yoo YB, Yu HC, Lee DY, Moon WS, Cho BH.
Sacromatoid hepatocellular carcinoma. J Korean Surg Soc 2002;62:262-265.
3) Kakizoe S, Kojiro M, Nakashima T. Hepatocellular carcinoma with sarcomatous change. Clinicopathologic and immuno- histochemical studies of 14 aupopsy case. Cancer 1987;59:
310-316.
4) Yamamoto M, Takasaki K, Yoshikawa T, Ueno K, Nakano M. Does gross appearance indicate prognosis in intrahepatic cholangiocarcinoma? J Surg Oncol 1998;69:162-167.
5) Matsuo S, Shinozaki T, Yamaguchi S, et al. Intrahepatic cholangiocarcinoma with extensive sarcomatous change: report of a case. Jpn J Surg 1999;29:560-563.
6) Imazu H, Ochiai M, Funabiki T. A case of intrahepatic sar- comatous cholangiocarcinoma. J Gastroenterol 1995;30:677- 682.
7) Wick MR, Swanson PE. Carcinosarcomas: Current perspec- tives and as historical review of nosological concepts.
Seminars in Diagnostic Pathology 1993;10:118-127.
8) Honda H, Hayashi T, Yoshida K, et al. Hepatocellular car- cinoma with sarcomatous change: characteristic finding of two-phase incremental CT. Abdominal Imaging 1996;21:
37-40.
9) Lack EE, Schloo BL, Azumi N, Travis WD, Grier HE,
ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ Kozakewich HPW. Undifferentiated (embryonal) sarcoma of
the liver. Am J Surg Pathol 1991;15:1-6.
10) Goldstein NS, Silvermann JF. Immunohistochemistry of the gastrointestinal tract, pancreas, bile ducts, gallbladder, and liver. Churchill livingstone. In Dabbs DJ, Diagnostic Immuno- histochemistry New York, Edinburgh, London, Philadelphia: A Harcourt Health Science Company. p 333-381.
11) Sasaki M, Nakanuma Y, Nagai Y, Nonomura A. Intrahepatic cholangiocarcinoma with sarcomatous transformation; an auto- psy case. J Clin Gastroenterol 1991;13:220-225.
12) Hanazaki K, Kajikawa S, Shimozawa N, et al. Prognosis factors of intrahepatic cholangiocarcinoma after hepatic resec- tion: univariate and multivariate analysis. Hepato-gastroen
terology 2002;49:311-316.
13) Hirohashi K, Uenishi T, Kubo S, Yamamoto T, Tanaka H, Shuto T Kinoshita H. Macroscopic types of intrahepatic cho- langiocarcinoma: clinicopathologic features and surgical out- comes. Hepato-gastroenterology 2002;49:326-329.
14) McFadden DW, Kelley DJ, Sigmund DA, Barrett WL, Dickson B, Aron BS. Embryonal sarcoma of the liver in an adult treated with preoperative chemotherapy, radiation therapy, and hepatic lobectomy. Cancer 1992;69:39-44.
15) Nakajima T, Tajima Y, Sugano, I, Nagao K, Kondo Y, Wada K. Intrahepatic cholangiocarcinoma with sarcomatous change:
clinicopathologic and immunohistochemical evaluation of seven cases. Cancer 1993;72:1872-1877.
