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슬개골하 지방괴에서 발생한 사구종증
- 증례 보고 -
서울대학교 의과대학 정형외과학교실
성상철・이상훈・정구일・이명철
= 국문 초록=
2 5세 남자 환자가 6년 전 시작되었고 2주 전 심해진, 좌측 슬관절 전방의 슬개골 하부 동통을 주소로 내 원하였다. 환자는 2년 6개월 전 동 슬관절 전방부 동통을 주소로 내원하여 슬개골 부정정렬 및 슬개골하 지 방괴 비후로 진단받고 관절경적 외측지대 이완술(lateral release) 및 슬개골하 지방괴 절제술을 시행 받았 으며 이후에도 경미한 통증이 계속되어 왔다. 금번 내원시 자기 공명 영상 소견상 슬관절 내에 외상성 병변 은 발견되지 않았고, 슬개골하 지방괴에 결절양 병변이 발견되어 신경원성 종양 의증 하에 절개 생검술을 시 행하였다. 병리 소견 상 사구종증으로 진단되었고 환자는 외래추시 중으로 동통은 소멸되었다. 사구종증은 드물게 발생하는 연부 조직 종양으로 슬관절 주변부에서는 극히 드물게 보고되고 있다. 이에 저자들은 슬개 골하 지방괴에서 발견된 사구종증 1 례를 보고하는 바이다.
색인 단어 : 슬관절, 슬개골하 지방괴, 사구종증
Corresponding Author : Myung Chul Lee, M.D.
Department of Orthopedic Surgery, Seoul National University Hospital 28 Yongon-dong, Chongno-gu, Seoul 110-744, Korea
Tel : 02-760-3212, Fax : 02-764-2718, E-mail : [email protected]
大韓膝關節學會誌・第 1 3卷・第2號 Volume 13, Number 2, December 2001
정상적인 사구체(the normal glomus)는 동정맥 문합의 일종으로써 피부의 온도 조절에 관여하는 것 으로 추정된다5 ). 이에 비해 사구종(glomus tumor) 은 주로 사지의 피하지방층에서 발견되는 흔하지 않 은 종양이다. 1872년 W o o d는 최초로 사구종을 기 술하였고, 1924년 M a s s o n5 )은 사구종이 사구체와 조직 병리학적으로 동일한 구조를 갖고 있다고 하였 다. 사구종은 피하 지방층에서 드물게 발생하는 종양 으로써 전체 연부 조직 종양의 약 1 . 6 %를 차지한다.
주로 상지에서 발견되고, 특히 손톱 밑에서 발생율이 3 0 ~ 5 0 %로 높다. 그러나, 사구종은 정상적인 사구 체가 없거나 드물게 존재하는 조직에서도 발생한다1 ). 정상적인 발생 부위 이외에서는 족지, 전완부, 하지 및 슬관절에서 발생할 수 있고, 입술, 코, 종격, 폐, 위, 직장, 골, 근육 그리고 종부( h e e l )등에서 발생한 보고가 있다4 , 1 0 ). 사구종이 이러한 조직에서 발생한 경우에는 진단이 어려워 과거에는 절단 등을 시행한
보고도 있었다. 더구나 슬개골하 지방괴에서 발생한 사구종은 매우 드물어 저자들은 1례 밖에 확인 할 수 없었으며2 ) 따라서 이러한 부위에서 발생한 사구종에 대한 정확한 이해는 중요하다고 사료된다.
증례 보고
환자는 6년 전 최초로 좌측 슬관절의 동통을 느꼈 고, 2년 6개월 전 동통이 증가하여 본원 정형외과에 내원하였었다. 당시 이학적 검사 상 슬개골 하부에 압 통 및 비후가 있어 슬개골하 지방괴 증후군( i n f r a p- atellar fat pad syndrome)의증으로 관절경 검사를 시행하였다. 당시 자기 공명 영상 검사는 시행하지 않 았다. 관절경 검사 상 슬개골하 지방괴 비후가 관찰되 었고 관절 운동 시 슬개골이 외측으로 기울어지는 소 견이 관찰되었다. 슬개골 부정정렬 및 슬개골하 지방 괴 비후로 진단하고, 관절경적 슬개골하 지방괴 절제
술 및 외측지대 이완술(lateral release)을 시행하였 다. 종양으로 의심되는 병변 등은 없었으며 병리 조직 학적 검사는 시행하지 않았다. 환자는 술 후에도 경미 한 슬관절 동통이 계속되었으나 별다른 치료 없이 일 상생활을 해오고 있었다. 환자는 내원 2주전 낙상 직 후 좌측 슬관절의 동통이 다시 증가하였고, 내원시 시 행한 이학적 검사 상 슬개골 하 전면부에 극심한 압통 이 있었고, 20도 가량의 신전 제한이 있었다. 슬관절 의 종창이나 후속 굴곡의 제한은 없었고 단순 방사선 소견 상 특이한 소견은 관찰되지 않았다. 외상성 슬개 건 파열 의증 하에 자기 공명 영상 검사( M R I )를 시 행하였다. 자기 공명 영상 소견 상 슬개건이나 슬관절
내에 외상성 병변은 발견되지 않았고, 슬개골하 지방 괴 내에 결절양 병변이 발견되었다. 이 병변은 T1 강 조 영상에서 저 신호 강도를 보였고(Fig. 1A), T2 강조-프로톤(proton) 영상에서는 고 신호 강도를 보 였으며(Fig. 1B), 조영 증강 시 증강이 잘되어 병변 의 위치 등을 고려할 때(Fig. 1C), 신경원성 종양 또 는 활막 연골종증에 부합하는 소견으로 추정하였다.
동통의 원인은 외상과 우연히 함께 발견된 종양에 의 한 것으로 추정하고 절개 생검술을 시행하였다. 생검 시 약 1 . 8㎝×1 . 4㎝ 크기의 붉은색 조직이 발견되었 고 섬유성 피막에 잘 둘러싸여 있었다(Fig. 2). 병리 조직학적 소견 상 정상 혈관 내피 세포를 갖는 많은
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FIGURE 1. Preoperative MRI. A. T1 weighted MRI shows low signal round mass with well demarcated margin which is located in the infrapatellar fat pad. B. T2 weighted-proton density MRI shows high signal intensity. C. The mass is well enhanced.
A B C
A B
FIGURE 2. Gross appearance. A. The dark-red color mass was observed in infrapatellar fat pad through the longitudinal incision of patellar tendon. B. The excised round mass was sized 1.8×1.4cm.
혈관구(vascular channel)가 있고 그 주위에 밀접하 게 운집하고 있는 둥근 세포들을 볼 수 있었다( F i g . 3). 일부에서는 이러한 상피 양 세포들이 보다 방추형 으로 관찰되기도 하였다. 이러한 세포들은 혈관주위에 서 기관양 배열(organoid pattern of epithelioid c e l l s )을 보였고, 세포 주위의 기질( s t r o m a )은 성긴 결합( l o o s e - t e x t u r e d )을 보였으며 그 핵은 둥글고 호 산성의 연붉은 세포질을 갖고 있었다. 이러한 세포들 에 의해 모세 혈관은 함몰( c o l l a p s e )되어 있었다. 사 구종증으로 진단하였으며 환자는 현재 외래 추시 1년 간 술전 증상의 재발이 없었고, 이학적 검사 상 정상 관절 운동 범위를 보이고 있다.
고 찰
사구종의 발생 비는 남녀간에 비슷하지만, 남자에서 는 상지 이외에서 발견되는 비율이 높다. 여자에서는 7 4 %가 손톱 밑에서 발견되지만 남자에서는 1 4 . 3 %에 서만 손톱 밑에서 발견된다. 발생 연령은 대개 2 0대에 서 4 0대이고, 주된 증상은 수년간 지속되는 통증으로 그 원인은 명확하지 않으나 온도가 낮은 물질의 자극 이나 직접적인 접촉반응에 의한 것으로 생각된다. 흔 히 발견되지 않는 부위에서 발생하는 경우 진단에 어 려움을 겪게 되는데, 정확한 병력 청취 및 자기 공명 영상 촬영 등이 진단이나 위치 파악에 도움이 된다.
진단의 어려움에 비하여 치료는 비교적 간단하여 종양 의 완전 절제로 통증의 소실을 보인다고 하였으며, 재 발은 거의 없는 것으로 알려져 있다. 사구종의 조직학
적 소견은 모세혈관 크기의 혈관 군집이 사구 세포 (glomus cell)에 의해 둘러싸여 주위 조직과 경계가 뚜렷한 것이 특징으로 알려져 있다. 1954년 K i n g등 은 사구종을 과오종으로 보았고, Stout는 혈관 주위 세포( p e r i c y t e )에서 기원한 양성 종양이라고 하였다9 ). Tsuneyoshi 등1 0 )은 전자 현미경등을 통한 연구에서, 혈관 주위 세포에서 기원한 중배엽성 발달 이상이며 신생물( n e o p l a s m )은 아니라고 하였다. King 등3 , 6 )은 슬관절 전면부에 통증을 야기하는 병리 조직학적 상태 로써, 건내 낭종(intraligamentous cyst), 점액양 퇴행 변화(mucoid degeneration), 육아 조직( g r a n- ulation tissue), 연골 화생(cartilage metaplasia), 과오종성 형성이상(hamartomatous malforma- tion) 등을 들었으나, 본 예에서처럼 사구종도 감별 진단에 포함되어야 할 것으로 사료된다. 1995년 Mabit 등4 )은 지속되는 슬관절 동통으로 슬개골 부정 정렬(patellar malalignment)로 진단받고 외측지대 이완술(lateral release)을 시행 받았으나, 통증이 지 속되어 시행한 자기 공명 영상 및 관절경에서 슬개건 내 사구종으로 진단 받은 증례에 대해 보고하였다. 본 례도 Mabit 등의 보고와 유사하게, 외측지대 이완술 및 슬개골하 지방괴 절제술을 시행받았었고, 자기 공 명 영상 검사에서 우연히 종양이 발견되었던 경우로 슬개건이 아닌 슬개골하 지방괴 내에서 발견되었다는 것이 차이점이라고 할 수 있다. 이처럼 사구종이 흔하 지 않은 부위에서 발생할 경우 진단이 어려울 뿐 아니 라, 오진으로 인해 잘못된 치료를 행할 가능성이 높아 주의를 요할 것으로 사료된다. 철저한 이학적 검사 및
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— 대한슬관절학회지 제 13 권 제 2 호 —
A B
FIGURE 3. Photomicrographs of the histological sections from biopsy. A. H & E stain(×40). Photograph of the tumor shows the typical fibrous pseudocapsule, sheets of cells, and many thin-walled vessels. B. H & E stain(×100). Photograph of the tumor shows a typical organoid pattern of glomus cell and endothelium-lined vascular spaces. The glomus cells show typical epithelioid appearance. The nucleoli of the epithelioid cells are round and the surrounding cytoplasm is eosinophilic.
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— 성상철 외 : 슬개골하 지방괴에서 발생한 사구종증 —
정확한 술 전 검사의 필요성이 강조되는 바, King등 은 술전 초음파 검사는 그 결과가 일정치 않다고 하였 고3 ), 컴퓨터 단층 촬영술( C T )이나 자기 공명 영상 ( M R I )이 만족할 만한 술 전 검사라고 하였다6 , 8 ). 따 라서 이학적 검사를 통해 술 전 정확한 병변의 위치를 파악하고, 필요한 영상 검사를 시행하는 것이 적절한 치료에 큰 도움을 주리라 사료된다.
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─ Abstract ─
Glomus Tumor in The Infrapatellar Fat Pad
– A Case Report –
Sang Cheol Seong, M.D., Sang Hoon Lee, M.D., Gu-Il Jeong, M.D., Myung Chul Lee, M.D.
Department of Orthopedic Surgery, Seoul National University College of Medicine, Seoul, Korea
A 25 year-old man complained of left knee pain aggravated 2 weeks ago. Initially, the pain developed 6 years ago and the infrapatellar fat pad excision and lateral release were done on the knee two and a half years ago under the diagnosis of patellofemoral malalignment. His knee pain persisted and the MRI revealed nodular lesion in the infrapatellar fat pad. Excisional biopsy was performed on the suspicion of neurogenic tumor and it proved glomus tumor histologically. The glomus tumor is uncommon soft tissue tumor rarely found around the knee joint. We could find only a few cases on review of the literature. We report a glomus tumor which occurred in the infrapatellar fat pad.
Key Words : Knee joint, Infrapatellar fat pad, Glomus tumor
