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A Case of Dysplastic Epiglottis in Elderly Patient

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- 71 - 대한두경부종양학회지, 제33권 제2호, 2017. pp.71-73

Korean Journal of Head & Neck Oncology, Vol.33, No.2

http://doi.org/10.21593/kjhno/2017.33.2.71 ISSN 1229-5183(Print) / ISSN 2586-2553(Online)

노령 환자에서 발견된 후두개 이형성증 1예

임성환⋅김승우+

중앙보훈병원 이비인후과

A Case of Dysplastic Epiglottis in Elderly Patient

Sung Hwan Lim, MD, Seung Woo Kim, MD+

Department of Otolaryngology-Head and Neck surgery, Veterans Health Service Medical Center, Seoul, Korea

= Abstract =

Dysplastic epiglottis is extremely rare congenital malformation, which usually occurs in association with other laryngeal anomalies. Hypoplasia is the most common type in epiglottic malfomations. Other abnormalities include rudimentary, aplasia and bifid etc. Mostly, they are found in infancy and early childhood, and diagnosis at adult- hood is extremely rare. A 69-year-old man with chronic cough and globus sense visited our clinic. Laryngoscopic findings revealed a unique form of epiglottis. He had no history of laryngeal trauma, tumors, head and neck surgery, and radiation. There was no another anomaly in the laryngo-pharynx. Because of a mass-like lesion at the apex of epiglottis, we performed the laryngeal microsurgery. The pathology revealed as granulation tissue. We report a rare and unique case of dysplastic epiglottis in elderly patient with a brief literature review.

Key W ords:Epiglottis· Dysplasia.

R eceived R e v i s e d A ccepted

: September 21, 2017 : October 16, 2017 : October 23, 2017

+Corresponding author: Seung Woo Kim, MD

Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, Veterans Health Service Medical Center, 53, Jinhwangdo-ro 61-gil, Gangdong-gu, Seoul, Korea. 05368

Tel: +82-2-2225-1384 Fax: +82-2-2225-1385 E-mail: [email protected]

서 론

기도를 보호하고 흡인을 방지하며, 기관 삽관 시 중요 한 해부학적 지표가 되는 후두개는 태생 8주 정도에 형태 가 결정된다.1)이제까지 보고된 후두개의 형태 이상에는 형성부전(hypoplasia)이 가장 흔하며, 그 외에 흔적 후두 개(rudimentary epiglottis), 결손(aplasia) 및 이열 후두개 (bifid epiglottis) 등이 있다.1-4)후두의 다른 부분에 형태학 적 이상 없이 후두개에만 국한되어 그 이상이 보고된 경우는 매우 드물다.2,4)대부분 출생 시부터 호흡곤란 및 반복적인 흡인성 폐렴 등과 같은 증상이 나타나므로 영,

유아 시기에 발견되고, 성인이 되어 진단되는 경우는 매우 드물다.5) 만성 기침 및 인두 이물감을 주소로 내원한 69세 남자 환자에서 진단된 매우 드문 독특한 형태의 후두개 이형성증을 체험하여 문헌 고찰과 함께 보고한다.

증 례

69세 남자 환자가 내원 1년 전부터 발생한 기침과 인두 이물감을 주소로 내원하였다. 연하곤란, 연하통 및 객담 등의 증상은 없었다. 경성 후두 내시경 소견에서 전반적 으로 특이하고 작은 형태의 후두개가 관찰되었고, 그 첨 부에는 부드러운 표면의 왕관 형태의 종물이 존재하였 다. 후두개 이외에 다른 인후두에는 특이소견이 없었다 (Fig. 1A). 경부의 비정상적인 림프절도 관찰되지 않았다.

후두 외상, 종물, 두경부 수술 및 방사선 조사 등의 기왕 력은 없었고, 후두 내압을 증가시키는 악기 연주 등을 지속적으로 한 이력도 없었다.

영상학적 소견에서는 경부 단순 촬영에서 정상과는 확

(2)

- 72 - A

B

Fig. 1. The laryngoscopic findings. The rigid laryngoscopy shows a dysplastic epiglottis with a crown shaped mass (arrowhead) attached to the apex of epiglottis (A). After three months of surgery, it shows no specific change except small granulation at the apex of epiglottis (B).

A

B

C

D

Fig. 2. The radiologic findings. Lateral plain X-ray of neck shows a normal contour of epiglottis (arrow) (A) and unique form of the epiglottis (arrow) in this presented case (B). Enhanced neck CT scan shows a normal shape of the epiglottis (arrow) (C) and short curved shape of the epiglottis (arrow) (D).

연히 다른 형태의 짧고 구부러진 모양의 후두개가 관찰 되었다(Fig. 2A and B). 경부 전산화 단층촬영에서도 정 상과는 상이한 후두개가 관찰되었다(Fig. 2C and D). 기

형 후두개의 첨부에 있는 종물에 대하여, 조직학적 확진을 위해서 후두미세수술을 시행하였고, 병리소견에서 육아 조직으로 보고 되었다. 술 후 만성 기침 및 인두 이물감

(3)

- 73 - 등은 지속되었으나, 외래에서 10주 동안의 양성자 펌프 억제제 복용 이후에 부분 개선 소견을 보였다. 24시간 이중 탐침자 산도검사는 임상적으로 시행에 어려움이 있어서 검사하지 못했다. 술 후 3개월에 시행한 경성 후 두내시경 소견에서는 후두개 상부에 작은 육아조직 이외 에 다른 변화된 소견은 없었다(Fig. 1B). 술 후 1년이 지난 현재까지 후두내시경 소견에서 추가 변화 없이 추적 관 찰 중이다.

고 찰

후두개는 얇은 낙엽 모양의 탄력성 섬유 연골로 구성 되고, 피열연골 및 설골에 부착하며 하연은 갑상 연골의 후면에 부착한다.6,7)후두는 태생학적으로 태생 3~4주에 세 번째와 네 번째 새궁(branchial arches)에서 발생한 다.2,6)태생 5주에 하새궁 융기(hypobranchial eminence)로 후두개와 설상연골(cuneiform cartilage)이 발생하기 시작 하며, 태생 7주경에 후두개가 분리되어 구분이 가능하게 된다.1,7)이와 같은 발생과정에서 이상이 생기면 후두 연 화증, 후두격막 및 성문하협착 등이 발생한다.3)또한 드 물지만 후두개의 여러 형태학적 이상들도 발생하게 된 다.1,2,8,9)

후두개는 구조적으로 기도를 보호하며, 흡인을 방지하 고 공기의 원활한 흐름을 유지하는데 중요한 역할을 한 다.1) 따라서 후두개에 형태학적 이상이 발생하게 되면 흡인, 호흡곤란 및 연하곤란 등과 같은 증상들이 대부분 출생 직후 또는 영유아기에 나타나서, 합병증으로 오래 생존하지 못하게 된다.8)

후두개의 형태 이상은 아주 드문 기형으로 1967년 657 명을 대상으로 후두의 선천 기형에 대한 조사에서 처음 으로 2례가 보고되었다.10)지금까지 후두개 형성 부전은 19례, 결손은 9례 등 총 28례가 보고 되었다.1) 25례에서 다른 기형이 동반되었고, 형성 부전 2례, 결손 3례 만이 후두개에만 국한된 기형이었다.1) 28례 중 4례만 20~40대 의 성인에서 발견되었고, 애성, 연하통 및 인두 이물감 등을 호소하였지만, 다른 동반 기형은 존재하지 않았다.1) 후두개의 형태 이상에는 비정상적으로 긴 후두개도 존재 하는데,7) 후두개는 출생 시 성인의 3분의 1 크기이며, 사춘기에 최대로 커지게 된다. 형태학적으로 영유아기 에 성인에 비해서 좀 더 길고, 폭이 좁은 둥근 형태이다.7) 성인의 1.2%에서 비정상적으로 긴 후두개를 관찰한 보 고가 있으며 일부에서 인두 이물감 등을 호소하였지만,

대부분은 증상이 없었다.7)

본 증례의 후두개의 형태 이상을 형성부전이 아니고

이형성증”이라고 진단한 이유는 형성 부전된 후두개 첨 부에 특이한 모양의 종물로 보이는 병변이 있어서 기존 에 보고된 형성부전과는 다른 양상이었기 때문이다. 환 자의 주 증상인 기침과 인두 이물감의 원인으로는 후두 개의 해부학적 이상에 의한 미세 흡인과 양성자 펌프 억제제 사용 이후 부분 개선된 증상을 근거로, 인후두 역류증 등이 작용했을 것으로 생각된다.

저자들의 조심스러운 견해로는 본 증례는 노령에서 발 견된 후두개 이형성증의 최초 보고로 생각된다. 후두개 의 형성 부전이나 결손 등으로 인해 기도를 보호하는 후두개의 구조적인 역할에 제한이 발생하면 흡인성 폐렴 등과 같은 심각한 합병증을 유발하게 되지만 본 증례처 럼 다른 동반 기형 없이 경미한 증상만 나타나면, 여명에 큰 영향이 없다고 사료된다.

중심 단어:후두개⋅이형성증.

References

1) Dritsoula AK, Thevasagayam MS. Congenital aplasia/hypo- plasia of the Epiglottis-A case report and a review of the literature. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2015;79:1609-1612.

2) Kwon YJ, Jeon JH, Kim SS. A Case of Congenital Absence of the Epiglottis in an Adult. Korean J Otorhinolaryngol-Head Neck Surg. 2000;43:769-771.

3) Choi G, Lee HM, Choi JO, Hwang SJ, Suh YL. Morphological Observation on the Laryngeal Development in Human Embryos.

Korean J Otorhinolaryngol-Head Neck Surg. 1995;38:561-566.

4) Parakh A, Singh V. Hypoplastic epiglottis in a nonsyndromic child: a rare cause of chronic cough. J Craniofac Surg.

2013;24:e477-479.

5) Kim YJ, Myung NS, Lee HJ, Koo SK. A case of congenital aplasia of the epiglottis in an adult. Am J Otolaryngol. 2014;35:673-675.

6) Kim JL, Yoon J. Intubation in the Patient with Congenital Absence of Epiglottis: A case report. Korean J Anesthesiol. 1997;32:

302-305.

7) Siddiqui A, Shroff A. Unusually long epiglottis: a case report.

MedPulse. 2015;2:275-276.

8) Koempel JA, Holinger LD. Congenital absence of the epiglottis.

Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 1998;45:237-241.

9) Roh JL. Hypoplasia of the epiglottis in a middle-aged man. Eur Arch Otorhinolaryngol. 2005;262:470-472.

10) Holinger PH, Brown WT. Congenital webs, cysts, laryngoceles and other anomalies of the larynx. Ann Otol Rhinol Laryngol.

1967;76:744-752.

수치

Fig. 1. The laryngoscopic findings. The rigid laryngoscopy shows a dysplastic epiglottis with a crown shaped mass (arrowhead) attached to the apex of epiglottis (A)

참조

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