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슬개대퇴 통증 증후군을 초래한 양측성 건활막 거대세포종정환용

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건활막 거대세포종은 국소형과 미만형으로 분류되며 국소형 건 활막 거대세포종은 주로 지관절의 활액막에서 호발하고 슬관절 내에는 드물게 발생하는 병변으로 알려져 있다.1,2) 더구나 양측성 으로 발생하는 경우는 미만형에서는 간혹 보고되고 있으나 국소 형에서의 양측성을 보고하는 문헌은 극히 제한되어 있다.3-5) 특 히 슬개대퇴관절 동통을 초래한 양측에 발생한 국소형 건활막 거 대세포종의 국내 보고는 없었다. 저자들은 양측성 국소형 건활막 거대세포종의 증례를 관절경하에서 절제 후 병리학적으로 확진 하였으며 임상적으로 좋은 결과를 보였기에 문헌고찰과 함께 보 고하고자 한다.

증례보고

41세 여자 환자가 수년 전부터 지속된 양측 슬관절 전방부의 간 헐적 동통으로 타 병원에서 보존적 가료를 하였으나 증상의 호전

은 미미하였다 하며, 약 6개월 전부터 악화된 우측 슬관절부 전 방부의 동통 및 부종을 주소로 내원하였다. 이학적 검사상 슬관 절부 부종과 슬개골 압박 검사 시에 슬개골 전방부 압통이 있었 으며, 슬관절의 미세한 신전 장애가 있었고 15도 굴곡 시에 동통 이 최고였다. 단순 방사선 검사상 슬관절 부위의 연부 조직의 부 종이 약간 관찰되었으나 골파괴 소견은 없었고 관절 간격도 정상 이었다. 자기공명영상의 시상면 T1 강조 영상에서 중등도 신호 강도의 약 3 cm×2 cm의 주위 조직과 경계가 명확한 종물이 보 였는데, 이는 T2 강조 영상에서 약간 비균질성의 저신호 강도에 서 중등도 신호 강도의 소견을 보였으며 축상 영상상 슬개대퇴골 관절면과 접촉되는 양상이었다(Fig. 1). 자기공명영상에서 종물 이외에 반월판 연골손상이나 유리체 등 환자의 우측 슬관절 증상 을 일으킬 만한 다른 원인들은 관찰되지 않았다. 관절경하에서 황색의 타원형 종물이 관찰되었는데, 종물은 상외측 및 상내측 삽입구(portal)에서 슬개대퇴골 접촉 및 충돌되어 있었으나 연골 손상이나 골파괴가 없음을 확인 후 이를 완전히 제거하였다(Fig.

2). 종물 이외에 주변 활액막의 이상이나 다른 특이 소견은 관찰 되지 않았다.

오른쪽 슬관절 조직검사에서 병변은 크고 작은 단핵세포가 불 규칙하게 배열되어 있고, 파골세포를 닮은 다핵거대세포가 섞여

Copyright © 2021 by The Korean Orthopaedic Association

“This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.”

The Journal of the Korean Orthopaedic Association Volume 56 Number 6 2021 Received May 8, 2020 Revised July 6, 2020 Accepted August 27, 2020

Correspondence to: Seung-Yong Sung, M.D.

Department of Orthopaedic Surgery, Catholic Kwandong University International St.

Mary’s Hospital, 25 Simgok-ro 100beon-gil, Seo-gu, Incheon 22711, Korea TEL: +82-32-290-3919 FAX: +82-32-290-2570 E-mail: minziboo@gmail.com ORCID: https://orcid.org/0000-0002-6278-7246

슬개대퇴 통증 증후군을 초래한 양측성 건활막 거대세포종

정환용 • 신성철 • 이상엽* • 성승용

가톨릭관동대학교 의과대학 국제성모병원 정형외과학교실, *가톨릭관동대학교 의과대학 국제성모병원 병리학교실

Bilateral Localized Tenosynovial Giant Cell Tumor Causing Patellofemoral Pain Syndrome

Whan-Yong Chung, M.D., Sung-Chul Shin, M.D., Sang-Yeop Yi, M.D.*, and Seung-Yong Sung, M.D.

Departments of Orthopaedic Surgery and *Pathology, International St. Mary’s Hospital, Catholic Kwandong University College of Medicine, Incheon, Korea

A localized tenosynovial giant cell tumor rarely affects the bilateral knee joint compared to the diffuse form. Only a few cases can be found in the literature, and there is no case report of the bilateral localized form of giant cell tumor causing patellofemoral pain syndrome in Korea. This study experienced a case of bilateral localized giant cell tumor, causing patellofemoral pain syndrome. The tumor was excised arthroscopically and confirmed pathologically. This paper reports this case with a review of the relevant literature.

Key words: bilateral knee, localized giant cell tumor of the tendon sheath

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Whan-Yong Chung, et al.

있었다. 큰 단핵세포는 비교적 또렷한 핵소체가 있는 핵과 풍부 한 호산성 세포질을 가졌고, 작은 단핵세포는 원형 혹은 신장형 핵을 가졌다. 또한 국소적으로 포말조직구, 헤모시데린 색소, 헤 모시데린 적재 조직구가 관찰되었다(Fig. 3).

관절경하 종물의 제거 후 6개월째 좌 슬관절의 동통 및 부종을 주소로 다시 내원하였다. 이학적 검사상 우측 슬관절부의 검사 소견과 대부분 동일하였다. 단순 방사선 검사상 이상 소견은 없 었으나 자기공명영상의 시상면 T1 강조 영상에서 중등도의 신호 강도를 보이는 주위 조직과 경계가 명확한 약 2.5 cm×1.5 cm 크기의 피막에 잘 둘러싸인 연부 조직 종물의 소견을 보였고, T2 강조 영상에서 역시 중등도의 균질한 신호 강도를 보였으며 축상 영상상 슬개대퇴골 관절면과 접촉되는 양상을 보였다(Fig. 4). 왼 쪽에서도 자기공명영상에서 종물 이외에 반월판 연골손상이나 유리체 등 환자의 좌측 슬관절 증상을 일으킬 만한 다른 원인들 은 관찰되지 않았다.

관절경하 종물은 2.5 cm×1.5 cm×2.5 cm 크기의 황색을 띠

며, 상외측 및 상내측 portal에서 슬개대퇴골 충돌 및 슬개골 관 절 연골에 변화가 있음을 확인하였다(Fig. 5). 종물 이외에 주변 활액막의 비후나 다른 특이 소견은 관찰되지 않았고 종물의 완전 한 제거를 시행하였다.

왼쪽 슬관절 조직검사에서 병변은 역시 크고 작은 단핵세포가 불규칙하게 배열되어 있고, 파골세포를 닮은 다핵거대세포가 섞 여 있었다. 큰 단핵세포는 비교적 또렷한 핵소체가 있는 핵과 풍 부한 호산성 세포질을 가졌고, 작은 단핵세포는 원형 혹은 신장 형 핵을 가졌다. 또한 국소적으로 포말조직구, 헤모시데린 색소, 헤모시데린 적재 조직구가 관찰되었다(Fig. 6).

종물 제거 후 30개월째 및 24개월째 추시 관찰 시 동통 및 부 종의 재발은 없었다.

고 찰

활막세포(synoviocyte)에서 기원한 종물로 대표적이며 가장 많 은 빈도로 발생하는 것은 건활막 거대세포종(tenosynovial gi-

A B C

Figure 1. Right knee (A) on the T1 sagittal image, a mass with well-circumscribed low to intermediate signal intensity was observed just below to patella; (B) on the T2 sagittal image, heterogeneous signal intensity was viewed; (C) on the T2 axial image, a mass occupied the patellofemoral space.

Figure 2. Right knee on the superomedial portal view, there was a soft tissue mass in the patellofemoral space. It was yellowish, rubbery, round, soft, and contact, especially the trochlea.

Figure 3. Histologic sections of the right knee joint, revealing a mixture of large and small mononuclear cells with occasional admixed osteoclast- like giant cells (H&E, ×200). Inlet: there are also hemosiderin pigments and hemosiderin-laden histiocytes (Prussian blue, ×200).

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ant cell tumor)으로 알려져 있다. 이는 건막의 외부 활액막에 발 생한 경우에는 건초의 거대세포종(giant cell tumor of tendon sheath), 동일 부위의 관절 내 병변은 융모 결절절성 활액막염 (pigmented villonodular synovitis)으로 명칭된다. 두 병변을 혼돈하여 사용하는 경우가 대부분이나 병리학적, 유전학적으로 는 두 병변 모두 동일한 소견을 보이며 따라서 일반적 명칭은 건 활막 거대세포종으로 통일된 명칭이 사용 된다.1,2)

그러나 임상적으로는 다른 양상을 보일 수 있는데, 두 병변 모 두 국소형과 미만형이 존재하며, 전자의 경우는 국소형이 흔하고 비교적 비공격적 특성을 보이나, 후자의 경우는 미만형이 흔하며 비교적 공격적 특성을 보인다. 국소형과 미만형의 조직학적 차이 점으로는 활액막 증식의 형태가 다른 구분점이 있으며, 국소형은 세포의 침윤이 국소적이고 성숙된 콜라젠막에 의해 싸여있고 경 (pedicle)에 의해 활액막과 연결되어 있다. 미만형은 침윤성이 전 반적이며 불규칙한 소견을 보이며 콜라겐막에 둘러싸여 있지 않 는 소견을 보인다.1,2)

슬관절에 발생한 국소형 건활막 거대세포종의 증상은 미만형

과는 달리 무증상에서부터 종창, 간헐적 잠김, 이물감 등 다양한 증상을 유발하게 되어 임상적으로는 진단이 어려우며 흔히 관절 연골 손상 및 반월상 연골 손상과의 동반이 보고된다.4,6) 본 증례 의 경우에는 초기에는 슬개골 연골연화증 증상으로 시작하여 크 기가 커짐에 따라 슬개대퇴골 관절의 충돌 및 동통 및 신전제한 등의 증상을 일으킨 것으로 사료되며, 양측성에 관해서는 정확한 통계로 보고되지는 않았으나 미만형에서는 흔히 양측성 침범이 보고되었으나 국소형 건막 거대세포종은 극히 드물어 3예 정도 보고된바 있다.7-9)

국소형 건막 거대세포종의 치료로는 증상의 발현 시 관절경하 절제술이 권장되며 조직학적 확진이 중요한 것으로 알려져 있으 며 그 재발률은 미만형보다는 낮게 보고되고 있으나 재발의 유 무, 즉 수술 후의 추적관찰은 필요한 것으로 보고된다.5,6,10) 결론적으로 슬개대퇴골 충돌 증상의 발현 시 보존적 치료에도 증상의 호전이 없는 경우 그 원인으로 다른 기계적 충돌 등을 감 별진단으로 해야 할 것으로 사료되며, 그중에서도 국소형 건막 거대 세포종도 하나의 원인이 될 수 있다고 사료된다.

A B C

Figure 4. Left knee. (A) A low to inter- mediate signal intensity mass was seen just below the patella and anterior to femoral trochlea in the T1 image. (B) The mass showed heterogenous signal intensity in the T2 image. (C) On the T2 axial image, a mass occupied and contact the patellofemoral space.

Figure 5. Left knee on the superolateral portal. The tumor contacts the patellofemoral articular cartilage and shows some fraying of the cartilage beneath the mass.

Figure 6. Histology sections of the left knee joint also reveal a mixture of large and small mononuclear cells with occasional admixed osteoclast- like giant cells (H&E, ×200). Inlet: there are also hemosiderin pigments and hemosiderin-laden histiocytes (Prussian blue, ×200).

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Whan-Yong Chung, et al.

CONFLICTS OF INTEREST

The authors have nothing to disclose.

ORCID

Whan-Yong Chung, https://orcid.org/0000-0003-0250-300X Sung-Chul Shin, https://orcid.org/0000-0001-5743-3200 Sang-Yeop Yi, https://orcid.org/0000-0003-2875-1263 Seung-Yong Sung, https://orcid.org/0000-0002-6278-7246

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슬개대퇴 통증 증후군을 초래한 양측성 건활막 거대세포종

정환용 • 신성철 • 이상엽* • 성승용

가톨릭관동대학교 의과대학 국제성모병원 정형외과학교실, *가톨릭관동대학교 의과대학 국제성모병원 병리학교실

건활막 거대세포종은 관절 내에 드물게 발생하는 병변으로 양측 슬관절 내에 발생하는 경우는 국소형보다는 미만형에서 많은 것 으로 알려져 있다. 따라서 양측 슬관절 내에 발생한 국소형 건막 거대세포종을 보고하는 문헌은 제한되어 있으며 특히 슬개대퇴간 동통을 초래한 양측에 발생한 국소형 건활막 거대세포종의 국내 보고는 없었다. 저자들은 양측 슬관절 전방부의 동통을 초래한 건 활막 거대세포종 증례를 관절경하에서 절제 후 병리학적으로 확진 하였으며 임상적으로 좋은 결과를 보였기에 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

색인단어: 양측 슬관절, 국소형 건활막 거대세포종

접수일 2020년 5월 8일 수정일 2020년 7월 6일 게재확정일 2020년 8월 27일 책임저자 성승용

22711, 인천광역시 서구 심곡로 100번길 25, 가톨릭관동대학교 국제성모병원 정형외과

TEL 032-290-3919, FAX 032-290-2570, E-mail minziboo@gmail.com, ORCID https://orcid.org/0000-0002-6278-7246

Copyright © 2021 by The Korean Orthopaedic Association

“This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.”

대한정형외과학회지:제 56권 제 6호 2021

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