대한밤시선의학회지 1998; 38: 547-552
가와사끼병에 합병된 관상동맥 잘환의 혈관조영술적 분석 I
최익준
·검양민
·김미영
·심정석
·제은경
·김성배
·문융
·김성호2
•배은정 2
목 적 : 가와사끼병에서 병발한 관상동맥 질환의 혈관조영술 소견을 알아 보고， 추적 검 사상관상동맥류의 자연경과에 대해 알아보고자하였다.
대상 및 방법 : 1989년 6월부터 1996년 1 월까지 가와사끼병으로 진단된 환아 중에서 관상 동맥 조영술에서 이상을 보였던 12명의 환아를 대상으로 일차 혈관조영술에서 발견된 35개 의 관상동맥류들의 위치， 크기와 모양 등을 후향적으로 분석하였다. 이들 중 추적 혈관조영 술을 시행한 5명의 환아에서는 일차 혈관조영술에셔 발견된 17개의 관상동맥류들의 변화를 분석하였다.
결 과 : 일차 관상동맥 조영술에서 관찰된 35개의 관상동맥류를 모양에 따라 분류하면 미만형 7개 (20%), 냥형 7개 (20%), 방추형 17개 (49%), 관형 4개 (1 1%) 였고， 크기 에 따라 분류하면 큰 동맥류 107~ (29%), 중간크기 동맥류 22개 (63%) ， 작은 동맥류 3개 (9%) 였다.
또한 침범된 관상동맥의 위치는 우 관상동맥에 18개 (51%) ， 좌 관상동맥에 17개 (49%) 였으 며， 근위부가 25개 (71%) ， 중간부가 6개(1 7%) ， 원위부가 4개(1 1%) 였다. 추적 혈관조영술 을 시행한 17개의 동맥류 중 11 개 (65%) 는 정상 내경으로 회복되었고， 2개(1 2%) 는 변화없 이 지속되였으며， 4개 (24%)는 진행되어 동맥협착(1개)이나 동맥폐쇄 (3개)의 변화를 보였 다. 일차 검사상 큰 동맥류는 50%(2/4) 에서 동맥 폐쇄를 보인 반면， 중간 크기나 작은 동맥 류는 대부분 (82%， 100%) 에서 정상 내경으로 회복되였다. 미만형 동맥류는 50%(2/4) 에 서 동액폐쇄， 25%(1 /4) 에서 동맥협착 소견을 보였다. 방추형은 75%(3/4) 에서 정상 내경 으로 회복되였고， 냥형과 관형들은 모두 정상 내경으로 회복되였다.
결 론 : 가와사끼병에서 관상동맥류의 크기나모양에 따라서 분석하는것은관상동맥류 의 경과와 환아의 예후를 예견하는데 유용하다.
가와사끼 병 (Kawasaki disease 또는 rnucocutaneous lyrnph node syndrorne) 은 원인이 명확히 밝혀지지 않은 급성 열병
(febrile disease) 으로， 1967년 일본에서 처음 보고된 이후 현재 는 선 세계적으로 보고되고 있다. 이 질환은 주로 5세 미만의 소아에서 이환되며，5일 이상 계속되는 발열， 사지 말단의 변화，
부정형 발진，안구결막의 충혈，입술및 업안의 변화와 경부럼 프절 종창 등의 임상 증상을 보인다(1). 이 질환은 드울지 않게 관상동맥 변화， 섬근염， 섬막염， 판막염과 방실 전도장애 등의 심혈관계 합병증을 일으키는데 (2) ， 특히 관상동맥류는 약 15-25%의 높은 빈도를 보이고 (3， 4， 5) ， 허혈성 심질환과 심 근 경색증으로 진행하여 사망까지 초래할 수 있어서 환자의 예 후에 중대한영향을마친다.
본 연구는 한국인에 있어셔 가와사끼병의 합병증이 발생한
l세종뱅원 방사선과 l세종병원 소아과
이 놈문은 1997년 9월 6일 칩수히여 1998년 l월 30일에 채택되였음.
환아의 관상동맥 조영솔 소견을 알아보고자 하였다.
대상및방법
1989년 6월부터 1996년 1월까지 본원에서 가와사끼병으로 진단받은 환아 중 심에코 검사상 관상동맥류가 의섬되어， 관상 동맥 조영술을 시행한 결과 이상소견을 보였던 12명의 환아를 대상으로 후향적 분석을 하였다. 일차 관상동맥 조영술을 시행 하였던 12명의 환아는 남아가 8명， 여아가 4명으로 남녀 비율은
2: 1이였으며， 검사시 연령분포는 2.4세에서 6.8세로서 평균 4.7 세였다. 처음 증상이 나타난 후 관상동맥 조영술까지의 기간은 1.0개월에서 29.6개월로 평균 3.8개월이었다.
모든 환아에서 대퇴 동맥을 통한 Seldinger 기법으로서 양면 심혈관 촬영기를 사용하여 선택적 관상동맥 조영술을시행하였 다. 관상동맥의 선택은 5 French Judkins 도관을 사용하였으 며 좌， 우 관상동맥을 각각 선택하여 조영제를 주입하면서 초당
% M
최익준 오1: 가와시끼병에 합병된 관상동맥 질환의 휠관조영술적 분석
60 Frames으로 촬영하였다. 좌 관상동맥 조영솔은 우전사위 30도， 전후위， 좌전사위 50-60도， 두부 경사 20-30도의 좌전 사위 50-60도촬영의 네가지 촬영을기본으로하였고，우관상 동맥 조영술은 좌전사위 50-60도와 우전사위 25-35도， 두부 경사 20-30도의 좌전사위 50-60도 촬영의 세가지 촬영을 기 본으로하였다.
일차 관상동맥 혈관조영술에서 나타난 35개의 관상동맥류에 대해서 병변의 위치，크기와모%노을분석하였다.이 동맥류들의 크기는 인접한 정상 관상동맥과 비교한 상대적 크기에 따라서，
4배 이상의 직경을 갖는 큰 동맥류， 1.5배 이상 4배 미만의 직경 을 갖는 중간크기 동맥류와 1.5배 미만의 직경을 갖는 작은 동 맥류 등의 세가지 유형으로 나누어 분석하였다. 또한， 동맥류의 실제 최대 직경에 따라서 8mm 이상， 4mm 이상 8mm 미만과
A
C
4.0mm 마만 등의 세가지 유형으로 나누어 분석하였다. 좌측 관 상동맥을 침범한 동맥류의 크기는 우전사위 30도， 우측 관상동 맥을 침범한 동맥류의 크기는 좌전사위 50-60도에서 카테터의 굵기를 기준으로 해서 측정하였다. 동맥류의 침범된 위치에 따 라 좌주관상동맥 (Left main coronary artery, 이하 LM), 좌 전하행지 (Left anterior descending coronary artery, 이종}
LAD), 좌회션지 (Left circumflex artery, 이하 LCX) 와 우관 상동백 (Right coronary artery, 이하 RCA) 등으로 나누어 분 석하였다. 또한 침범 부위를 관상동맥의 구간 (segment) , 즉 LAD와 RCA는 근위부， 중간부， 원위부로， LCX는 근위부， 원 위부로 분류해 분석하였다. 동맥류를 모양에 따라서는 각 관상 동액의 1.5구간 이상을 침범한 미만형 (diffuse) 동맥류， 국소적 이고 둥근 모양의 냥형 (saccular) 동맥류， 방추형 (fusiform)
B
D Fig. 1. Four shapes of coronary arterial aneurysms in Kawasaki disease
A. Angiogram of the right coronary artery demonstrates a large diffuse aneurysm involving the entire right coronary artery.
8. Angiogram of the right coronary artery reveals three saccular aneurysms in the right coronary artery
C. Angiogram of the left coronary artery reveals two fusiform aneurysms in the proximal portions of left anterior descending artery and left circumf1ex artery.
D. Angiogram of the left coronary artery reveals a tubular aneurysm in the proximal portion of left circumf1ex artery (arrow).
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동맥류， 동맥류의 최대 직경이 인접한 정상 혈관의 1.5배 이하 로 확장된 관형 (tubular) 동맥류 등의 네가지 유형으로 나누어 분석하였다.
추적 관상동맥 조영술은 심근 관류 SPECT를 시행하여 스트 레스 부하영상과 4시간 지연영상에서 심근관류 결손을 보였던 5명의 환아에서 시행되었는데， 혈관조영검사 사이의 간격은 17 개월부터 28개월로 평균 23개월이였다. 일차 관상동맥 조영술 에서 보인 17개의 동맥류에 대해서 크기와 모양멸로 그 변화를 정상 내경으로 회복， 변화없이 지속， 관상동맥 협착과 폐쇄 등 의 네가지 유형으로 나누어 분석하였다.
7~ E!
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끼 l12명의 일차 관상동맥 조영술에서 35개의 관상동맥류가 관찰 되였다. 동맥류들의 크기는 큰 동맥류가 107H (29%), 중간크기 동맥류가 22개 (63%) ， 작은 동맥류가 3개 (9%) 였다. 또한， 동 맥류의 실제 최대 직경은 8mm 이상은 9개 (26%) 였고， 4mm 이상 8mm 미만은 16개 (46%) 였으며， 4.0mm 미만은 10개 (29
%)였다 (6).
동맥류를 모양에 따라 분류해 보면， 미만형 동맥류는 5명 환 아에서 7개 (20%)(Fig. 1A), 냥형 동맥류는 5명 환아에서 7개 (20%)(Fig. 1B), 방추형 동맥류는 9명 환아에서 177H(49%) (Fig. 1C) , 관형 동맥류는 4명 환아에서 4개(1 1%) 가 있었다 (Fig. 1D).
동맥류를 위치에 따라 분류해 보면， 좌 관상동맥을 침범하는 경우가 17개 (49%) 였는데， LM에 l개 있었고， LAD에 총 107H 로 근위부에 8개， 중간부에 l개， 대각선지 (diagonal artery) 에 l개 있었으며， LCX 근위부에 6개의 분포를 보였다. RCA를 침 범하는 경우는 18개 (51%) 였는데， RCA 근위부에 7개， 중간부 에 4개， 원위부에 3개， 근위부 중간부에 2개， 근위부-원위부
에 1개 , 후하행 지 (posterior descending artery, PD) 에 1개 있 었다. 동맥류의 위치를 관상동맥의 침범된 구간별로 분류해보 면， 근위부에 25개 (71%) ， 중간부에 6개(17%) ， 원위부에 4개 (11%) 가있어 근위부관상동맥을가장흔히 침범하였다.
관상동맥류 이외의 소견으로 관상동맥의 협착성 병변은 4개 있었는데， 3명의 환아에서 2개의 협착과 2개의 동맥폐쇄가 있 였다. 이들 3명은 증상이 말현한 후부터 검사까지의 간격이 2개 월， 8개월 빛 19개월이였다.
추적이 가능하였던 5명의 17개 동맥류 중 l17H (65%) 는 관 상동맥이 정상 내경으로 회복되었고(Fig. 2), 2개(1 2%)는 특 별한 변화없이 동맥류가 지속되었으며， 3개 (18%)는 동맥 폐쇄 (Fig. 3), 나머지 l개 (6%) 는 동맥 협착 소견을 보였다. 이들 17개의 동맥류를 크기에 따라서 분류하면 큰 동맥류가 4개， 중 간크기 동맥류가 11개， 작은 동맥류가 2개였다 (Table 1). 큰 동
Table 1. Fate of Aneurysm According to Size
Size Regression Persist Stenosis Occlusion Total
Large 0 2 0 2 4
Medium 9 0 11
Small 2 0 0 0 2
Total(%) 11(65) 2(12) 1 (16) 3(18) 17(100)
Table 2. Fate of Aneurysm According to Shape
Shape Regression Persist Stenosis Occlusion Total
Diffuse 0 l 2
Fusiform 6 0 l
Saccular 3 0 0 0
Tubular 2 0 0 0
4ι
gu
1」
?4
A B
Fig. 2. SeriaJ angiograms showing the compJete regression of coronary aneurysm‘
On initiaJ angiogram of a 5-year-이 d boy, two fusiform aneurysms are seen in the proximaJ and middJe portion of right coronary artery(A). Follow-up angiogram 15 months Jater shows apparently normal right coronary artery, suggesting regression of the coronary aneurysms(B).
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최익준 오1: 기외시끼병에 합병된 관상동맥 질환의 혈관조영술적 분석
A
C
맥류 중에서 2개 (50%) 는 변화없이 지속되었고 2개 (50%) 는 동맥 폐쇄를 보여 정상 내경으로 회복된 동맥류는 없었고， 중간 크기 동맥류와 작은 동맥류는 각각 9개 (82%) 와 2개 (100%) 에 서 정상으로 회복되었다.
이들의 모양은 미만형이 4개， 방추형이 8개， 낭형이 3개， 관형 이 2개였는데 (Table 2), 미만형 동맥류 중 2개 (50%) 에서 동맥 폐쇄， 1개 (25%) 에서 동맥 협착 소견을 보였고， 정상 내경으로 회복된 동맥류는 없었다. 방추행은 6개 (75%) 에서 정상 내경으 로 회복되었고， 변화없이 지속된 경우가 l개(13%) 였으며， 낭 행과 관형들은 모두 정상 내경으로 회복되었다.
고 찰
가와사끼병에서 관상동맥류는 약 15-25%의 빈도로 합병된 다 (3， 4， 5). 관상동맥류 중 일부에서 관상동맥의 협착이나 폐쇄 로 진행되며， 이로 인해서 섬근의 관류가 감소되거나 심근경색 을 초래하여 약 0.3%의 빈도로 사망에 이를 수 있다 (7， 8). 가 와사끼병 환아에서의 성초음파 검사는 관상동맥류의 범위를 손 쉽게 평가할 수 있는 유용한 검사이나， 동맥류의 객관적인 평가 나 관상동맥의 협착 또는 폐쇄를 진단하기 위해서는 혈관조영 술이 필요하다(9， 10, 11). 가와사끼병 환아의 관상동맥 조영술
n u
5
B
Fig. 3. Serial angiograms showing the total occlusion of coronary aneurysm
On initial angiogram of a 4-year-old girL two large diffuse aneurysms are seen in the right coronary artery(A). Fol- low-up angiograms 9 months later show a total occlusion of the proximal portion of right coronary artery (8) and a collateral circulation from the left coronary artery to the distal portion of right coronary artery(C).
소견에 대해서 약 30년 동안 일본과 미국 등에서 많은 논문들이 발표되었다. 그러나 아직까지 국내에서는 임 등(1 2) 에 의한 가 와사끼병에 합병한 다발성 관상동맥류 1예 보고와 이 등(13) 이 소아과학회지에 보고한 4예의 관상동맥 조영술에 관한 연구가 있었다.
저자들의 연구결과관상동맥류는크기에 따른분류상으로는 중간 크기의 동맥류가 63%, 모양에 따른 분류상으로는 방추형 동맥류가 49%, 그리고 위치에 따른 분류상으로는 관상동맥 근 위부동맥류가 71%로 가장 흔했는데， 이는 다른 보고(5， 6， 14) 와 거의 비슷한 결과였다. 동액류의 위치는 LM에 l 개， LAD
10개， LCX 6개로 좌 관상동맥에 17개 (49%) 였고 우 관상동맥 에 18개 (51%) 로서 좌， 우 관상동맥에 비슷한 분포를 보였는데，
이것은 일본인을 대상으로 한 Kuribayashi 등 (5) 이 67% 의 빈도로 좌 관상동맥에서 좀 더 호발한다고 한 보고와는 차이가 있었다. 그 차이는 대상 환자의 구성 또는 증례수의 차이와 연 관되어 보이는데， 이의 규명에는 좀 더 많은 증례를 대상으로 한 연구가 도움이 될 것으로 사료된다.
동맥류가 정상크기의 내경으로 변하는 정확한 기전은 아직까 지 명확하지는 않으나， Sasaguri 등 (15) 은 병리 조직학적 검사 상 동맥류가 정상 내경으로 회복되는 것은 주로 평활근 세포의 증식에 의한동맥 내막이 비후된 것으로조기 동맥 경화성 병변 과 유사하다고 하였다. 동맥류가 정상 내경으로 회복된 부위의 동맥벽에 관상동맥내로 Isosorbide dinitrate 주입 검사시 정 상혈관보다 적은 확장성과 경직이 관찰되었는데 이는 성언에서 동맥 경화성 병변으로 발전할 가능성이 있으고로 장기간 추적 검사가 필요하다는 보고도 있다 (16). Kato 등 (4) 의 보고에 의
[H한밍사선의학회지 1998;38:547-552
하면，추적 검사상심근허혈이나경색 등의 합병증을시사할만 한 심혈관계 증상이나 심전도 소견이 나타나지 않고 약 55%의 동맥류가 정상 내경으로 회복되었고， 이들 중 90% 가 깐년 이내 에 정상 내경으로 회복되었으나， 약 5-6년 이후부터는 정상 내 경으로 회복되지 않는다고 하였다. 또한 동맥류의 정상 내경으 로 회복이 있었던 환자에서 적어도 10년에서 20년 이내에 협착 성 병변은 발생하지 않는다고 하였다. 본 연구의 일차 검사후 17개월부터 28개월까지(평균 23개월)의 기간에 시행한 추적 관상동맥 조영술에서 약 65%의 동맥류가 정상 내경으로 회복 되었는데， Kato 등 (4) 도 이와 비슷한 결과를 보고하였다.
가와사끼병 관상동맥류의 경과를분석한다른연구들에 의하 면 동맥류의 경과는동맥류의 크기에 의해서 결정이 된다고한 다. 즉， 크기가 큰 동맥류는 높은 빈도로 폐쇄성 병변으로 진행 하는데， Kato 등 (4)은 46%, Kuribayashi 등 (5) 은 29%, Nakano 등 (6)은 71%, Tatara 등(17)은 28% 로 보고되였다.
본 연구에서도 큰 동맥류는 50%에서 완전 동맥폐쇄 변화로 진 행되었고， 정상 내경으로 회복된 예는 없어서 다른 연구들과 비 슷한결과를보였다.
한편 관상동맥류의 가와사끼병에서 형태학척 특성에 따라관 상동맥류의 경과를 분석한 Kuribayashi 등 (5) 의 보고에 의하 면 미만형 동맥류는 50%(3/6) 에서 폐쇄성 병변으로 진행하였 다고 한다. 본 연구에서도 이와 비슷한 결과로서 미만형 동맥류 중 폐쇄성 병변으로 진행한 경우가 75%(3/4) 로서， 형태학적 특성도동맥류예후의 중요한결정요인으로생각된다.
결론적으로 가와사끼병에서 관상동맥류의 크기와 모양의 분 류는 관상동맥류의 경과와 환아의 예후를 예견하는데 결정적 요소로서 유용하다고 생각된다. 따라서， 관상동맥류 발생시 크 기가 크고， 미만형인 동맥류로의 진행을 막아야 하며， 크기가 크고， 미만형인 동맥류가 발생하면 관상동맥 조영검사를자주 해야 하며 좀 더 적극적 치료가 필요하다고 생각된다.
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야
μ초|익준 오1: 기외사끼병에 할병된 관상동맥 질환의 혈관조영술적 분석
J Korean Radi이 Soc 1998;38:547-552
Angiographic Evaluation of Coronary Arterial Abnormalities in Kawasaki Disease
Ik Joon Choi, M.D., Yang Min Kim, M.D., Me Young Kim, M,D.
Jung Suk Sim, M.D., Eun Kyoung Je, M.D., Seong Bae Kim, M.D.
Yung Moon, M.D., Seong Ho Kim, M.D.2, Eun Jung Bae, M.D.2
1 Department of Radiology, Sejong General Hospital 2Departme
Purpose: To evaluate the coronary angiographic findings of patients with Kawasaki disease and to investigate the natural course of aneurysms of the coronary arter
y'.
Materials and Methods: Between June 1989 and January 1996, we evaluated the coronary angiographic findings of 12 consecutive children with Kawasaki disease whose coronary artery was abnormal. On initial study, we retrospectively analysed the size, configuration, and location of 35 coronary aneurysms, and in five children, fl이low-up coronary angiography was performed at intervals of 17 to 28 (mean, 23) months. Seventeen aneurysms detected on initial study were evaluated for subsequent change.
Results: Initial coronary angiography showed the aneurysms to be diffuse in 7 cases(20 %), saccu- lar in 7(20%), fusiform in 17(49%), and tubular in 4(11 %). They were large in 10 cases (29%), me- dium in 22(63 %), and small in 3(9 %); their location in the coronary artery was proximal(71 %), middle in 6(17%), and distal in 4(11 %). The right coronary artery was involved in 18 case(51 %), and the left coronary artery in 17(49%). Follow-up study showed that the aneurysm had regressed in 11 cases (65%), persisted in 2(12%), and progressed to stenosis in 1(6%) and occlusion in 3(18%).
Two(50%) of the four large aneurysms showed complete occlusion. On the other hand, medium and small aneurysms showed regression in 9(82 %) and in all cases, respectively. Diffuse-type aneurysms were complicated by occlusion in 2 cases (50 %) and stenosis in 1(25 %). On the other hand, six fusi- form aneurysms (75 %) and all saccular and tubular aneurysms had regressed.
Conclusion : In patients with kawasaki disease, information regarding the size and configuration of cor.onary aneurysms may be useful for predicting the natural course and prognosis of coronary artery disease.
Index words: Children, cardiovascular disease Coronary angiography
Coronary vessels, abnormalities Kawasaki disease
Address reprint requests to: Ik Joon Choi, M.D., Department of Radiology, Sejong General HospitaL
# 91-121, Sosa Bon 2-dong, Sosa-ku Puchon, Kyonggi-do 422-232, Korea.
Tel: 82-232-34O-1ll4 Fax. 82-32-349-3005
