대한소화기학회지 2001;37:291-295
서 론
11)Gastritis cystica profunda (GCP)는 성숙된 선상피가 점막 근판까지 침윤하여 점막의 심층부 및 점막하층에 다수의 낭종을 형성하는 비교적 드문 병변이다.1 ,2 1972년에 Littler 등3이 소화성 궤양 환자에서 위절제술을 시행한 후 18년 만 에 문합 부위에 발생한 위점막의 용종성 병변을 gastritis cystica polyposa로 처음 명명하였다. GCP는 소장 및 대장 에 발생하는 enteritis and colitis cystica profunda와 유사한 질환이나 발생 빈도는 이보다 훨씬 드물다. 국내에서는 1990년에 김 등4이 점막하 종양 소견을 보인 gastritis cystica polyposa 1예를 처음 보고하였다. GCP는 주로 위절
접수: 2001년 1월 29일, 승인: 2001년 3월 6일
연락처: 정현채, 110-744, 서울시 종로구 연건동 28번지, 서울대학교 의과대학 내과학교실
Tel: (02) 740-8112, Fax: (02) 743-670 1
제술 후의 위장관 문합부에서 발생하는 것으로 알려져 있 으나1 ,3 위절제술을 받지 않은 경우에도 나타날 수 있으
며,4 - 8 만성 위염, 허혈 및 이물질 등과 같은 점막의 염증성
병변과도 관련이 있는 것으로 알려져 있다.1 ,5 ,6 임상증상은 비특이적이며 우연히 발견되는 경우가 대부분이다.1 ,9 , 10 육 안적으로 용종, 점막하 종양 혹은 거대점막주름 등의 형태 를 보여 다른 점막하 종양 및 악성 암과의 감별이 필요하며 수술 혹은 내시경적 점막절제술 후에 진단되는 경우가 대 부분이다.4 ,7 ,8 병리학적으로는 전형적으로 위선이 점막하층 의 상부까지 확산되며 위선 상피세포의 과형성 및 위선의 낭성 확장을 보인다.1- 3 위선의 낭성 확장이 점막층에 국한 된 경우를 gastritis cystica superficialis라 하였고, 점막하층 까지 침범된 경우를 GCP로 명명하였다.1 위절제술의 기왕 력이 있는 경우 잔존 위에서 GCP로부터 위암이 발생한 예 는 몇 차례 보고된 적이 있으나,1 1- 14 위절제술의 기왕력이 없는 환자에서 GCP가 위암으로 진행된 예는 아직까지 보 고된 적이 없다. 또 점막하 종양으로 발현한 위암의 경우는
점막하 종양으로 10년간 추적관찰 중 진단된 위선암 1예
서울대학교 의과대학 내과학교실, 병리학교실＊
김 원ㆍ박수철ㆍ이종열ㆍ예병덕ㆍ김병관ㆍ김주성ㆍ정현채ㆍ송인성ㆍ김용일
＊A C a s e o f G a s t r i c A d e n o c a r c i n o m a D i a g n o s e d a f t e r B e i n g F o l l o w e d U p a s S u b m u c o s a l Tu m o r f o r 1 0 Y e a r s
W o n K i m , M .D ., S u C h e o l P a r k , M .D ., J o n g Y e u l L e e , M .D ., B y o u n g D u k Y e , M .D ., B y u n g K w a n K i m , M .D ., J o o S u n g K i m , M .D ., H y u n C h a e J u n g , M .D .,
I n S u n g S o n g , M .D . a n d Y o n g I l K i m , M .D .＊
Dep artments of Internal Medicine and Pathology ＊, Seoul National University Colleg e of Medicine, Seoul, Korea
Gastritis cystica profunda (GCP) is an uncommon condition showing multiple cystic gastric glands within the submucosa of the stomach . These lesions usually have been found at the site of gastroenterostomy but may occur in the stomach without a previous history of surgery. Macroscopically, GCP may present as submucosal tumor (SMT), solitary or diffuse polyps and giant gastric mucosal fold. We report a case of gastric adenocarcinoma and GCP diagnosed after being followed up as submucosal tumor for 10 years. The SMT was detected 10 years ago endoscopically and has been followed up by upper gastrointestinal study. In the latest study, there was a newly developed ulceration on the top of the SMT, but no change in the size of the SMT. The lesion was mainly located in the high body, greater curvature side of the previously unoperated stomach . (Korean J Gastroenterol 200 1;37 : 29 1-295)
K ey W ords: Gastritis cystica profunda, Submucosal tumor, Adenocarcinoma
2 9 2 대한소화기학회지: 제37권 제4호 2001
드문데 점막하 종양의 형태를 보이는 GCP가 위암으로 진 행한다는 것은 GCP의 전암성 병변에 대한 가능성을 시사 하는 것이다. 이에 저자들은 위수술의 기왕력이 없는 환자 가 내원 10년 전 외부 병원에서 위점막하 종양으로 진단받 고 추적관찰 중 크기의 증가 없이, 종양 표면 중앙부에 궤 양이 새로 발생하여 내시경적 조직검사 및 쐐기형 절제술 로 진단된 위선암과 GCP 1예를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
증 례
63세 여자가 10년 전 발견된 위점막하 종양을 주소로 내 원하였다. 10년 전 심와부 속쓰림으로 외부 병원의 위내시 경에서 위점막하 종양을 진단받고 특별한 치료 없이 지내 왔다. 당시 위내시경에서 2×3 cm 크기의, 가교주름을 갖는 점막하 종양이 위의 상부체부, 대만부에서 관찰되었다(Fig.
1). 4년 전 건강검진으로 시행한 위장관조영술에서 위의 상 부체부, 대만부에 2 cm 크기의, 경계가 분명한 바륨 충만결 손이 관찰되었다(Fig. 2). 위내시경에서 크기의 변화는 없 이, 표면에 정상 점막을 갖는 점막하 종양이 관찰되었고 내 시경적 조직검사에서 암세포는 관찰되지 않았다. 이후 6개 월마다 위장관조영술로 추적관찰 중 2개월 전에 시행한 검 사에서 점막하 종양의 크기 증가는 없이, 종양의 표면 중앙 부에 궤양이 새로 생겨 내시경적 조직검사를 시행한 결과 위선암으로 진단되어 입원하였다. 가족력 및 사회력에서 특이 사항은 없었고, 과거력에서 위절제술의 기왕력은 없 었으며 2년 전 자궁경부 용종으로 용종절제술을 받은 적이 있었다. 체중 감소, 식욕 감퇴, 복통, 오심, 구토, 설사, 변비, 혈변, 흑변, 토혈 등의 증상은 없었다. 활력징후는 혈압이 120/ 80 mmHg, 맥박수가 분당 78회, 호흡수는 분당 18회, 체온은 36.8℃이었고 결막은 창백하지 않았고 공막에 황달 은 관찰되지 않았다. 경부의 림프절은 촉지되지 않았고 흉 부 청진에서 호흡음과 심음은 정상이었다. 복부는 부드럽 고 편평하였고 장음은 정상이었으며 압통이나 반발통은 관 찰되지 않았다. 복부 장기 비대 소견은 없었으며, 만져지는 복부 종괴도 관찰되지 않았다. 직장수지검사에서 특이 소 견은 관찰되지 않았다. 말초혈액검사에서 백혈구 5,800 /mm3, 혈색소 12 .6 g/dL, 혈소판 308,000/mm3이었고, 혈청 간기능검사 및 생화학검사에서 콜레스테롤 2 10 mg/dL, 총 단백 6.5 g/dL, 알부민 3.6 g/dL, 총 빌리루빈 0.3 m g/dL, 알 칼리성 포스파타제 34 IU/L, AST/ALT 4/9 IU/L, BUN/
creatinine 16/0 .7 mg/dL이었다. 대변검사에서 잠혈반응은 음성이었다. 위장관조영술에서 이전 검사와 비교하여 위용 종은 크기의 변화 없이 충만결손 중심 부위에 바륨저류를 보이는 궤양을 보였다. 위내시경에서 2×3 cm 크기의 가교
주름을 갖고, 표면 첨부에 깊은 궤양이 동반된 점막하 종양 이 관찰되었다(Fig. 3). 종양은 상부체부와 기저부의 경계 부위, 대만부에 위치하고 이전 검사와 비교해 볼 때 종양의 크기 변화는 없었다. 깊은 궤양의 옆쪽에는 얕은 궤양을 보 이고 있고, 궤양 주위 종양의 표면은 정상 점막으로 덮여 있었다. 내시경적 조직검사는 얕은 궤양 부위에서 시행되 었고 위선암으로 진단되었다. 복부 전산화단층촬영에서 위 Fig. 2. Upper gastrointestinal study. It reveals a well defined filling defect (2 cm) in the greater curvature side of the high body (4 years ago).
Fig. 1. Gastroscopy. It shows a 2×3 cm sized, submucosal mass with bridging fold in the greater curvature side of the high body (10 years ago).
김 원 외 8인. 점막하 종양으로 10년간 추적관찰 중 진단된 위선암 1예 2 9 3
상부체부의 후벽에 2 cm 크기의 융기성 병변이 관찰되었 고, 종괴는 저음영을 보이며 내부에 공기로 생각되는 어두 운 저음영의 병변도 동반되었다. 치료는 위체부, 후벽의 쐐 기형 절제술을 시행하였다. 수술 소견에서 상복부 정중절 개시 복막강에 유착, 복수, 파종 등의 소견은 관찰되지 않 았다. 간은 담즙정체성 변화나 경변성 변화가 관찰되지 않 았다. 육안적으로 종괴는 위체부의 후벽부, 대만부에 약 2.0
×2.2 cm의 용종양 종괴가 있었고 비교적 경계가 잘 지어 졌으며 점막에 궤양이 관찰되었다(Fig. 4). 동절편조직검사 에서 절제 조직의 근위 절제연과 원위 절제연에는 암세포 가 관찰되지 않았다. 현미경적으로 점막의 상피세포는 비 교적 정상적으로 유지되어 있는 반면 점막하층에 위선 상 피세포의 과형성과 위선의 낭성 확장을 보여 GCP로 진단 되었다. 궤양이 있던 부위의 점막하층에 악성 위선이 양성 위선 조직을 대체하고 있다(Fig. 5). 절제 조직의 절제연은 암세포가 관찰되지 않았다. 최종 진단은 조직학적으로 장 형(intestinal type), 중등도 분화도의 선암으로, 점막하층까 지 암세포의 침윤을 보이는 조기 위암으로 진단하였다. 현 재 재발의 증거 없이 외래 추적관찰 중이다.
고 찰
Gastritis cystica profunda (GCP)는 위의 점막하 조직에 생기는 양성의 낭종성 병변으로서 그 희소성과 전암성 여부 에 대해 논란이 되어 왔다. GCP는 1972년 최초로 보고되었 는데 당시에는 gastritis cystica polyposa로 명명하였으나 198 1년 Franzin 등1이 점막층에 국한된 것을 gastritis cystica superficialis, 점막하층까지 침범된 경우를 GCP로 명명할 Fig. 3. Gastroscopy. It shows a 2×3 cm sized, submucosal mass
with bridging fold containing deep ulceration at the top of the surface, but the mucosa of the surface is intact (2 months before admission).
Fig. 4. Gross feature of the wedge resected stomach. A well demarcated polypoid mass (2.0×2.2 cm) with central ulceration is noted in the greater curvature side of the high body.
Fig. 5. Microscopic findings of gastritis cystica profunda and adenocarcinoma. The architecture of the mucosal surface is intact.
There are multiple, hyperplastic glands with cystic dilatation in the submucosa. In the ulcerated portion, carcinomatous glands replace the benign glandular structure located at the submucosal layer (H&E stain, ×40).
2 9 4 The Korean Journal of Gastroenterology: Vol. 37, No. 4, 2001
것을 제안하였다. GCP는 위암의 3.0%, 양성 위질환의 1.4 % 에 수반된다고 하나 한국성 병변인 경우는 위조직 구축 과 정에서 적지 않게 발견된다.6 특히 내시경적으로 미란, 거대 점막, 점막하 종양 또는 용종 등으로 보이며 미만성인 경우 에는 위암이나 용종증으로 오인하여 불필요한 치료를 하는 수도 있다. GCP의 병인론에 대해 확실한 것은 없으나 만성 위염, 허혈에 의한 위점막의 염증, 수술 및 봉합재료의 영향 등으로 인해 위액의 배출이 막혀 위선이 확장되고 점막근판 이 단절되어 상피성 성분이 점막하로 이동해 생기는 것으로 알려져 있다.6 이와 같은 점막 손상에 대한 점막의 과형성 및 화생반응으로 GCP가 생긴다고 하였다.5 임상증상은 비 특이적이며 대개 우연히 발견되거나 상복부 불쾌감 등으로 나타나지만 크기가 큰 경우에는 위장관 폐쇄나 출혈 등의 합병증을 일으킬 수도 있다.1 ,9 , 10본 증례에서는 특별한 증상 없이 검진에서 우연히 발견되었다. 발생 부위는 대개 위체 부나 기저부의 대만부에 가장 많이 발생하고 그 외 소만부 및 전정부 등에서 발생하기도 한다.6 진단은 주로 위장관조 영술, 위내시경, 내시경적 초음파검사 및 복부 전산화단층 촬영 등이 사용되며, 수술 또는 내시경적 용종절제술 등을 통한 조직검사로 확진된다. 최근에는 내시경적 초음파검사 가 GCP의 감별진단 및 악성 병변의 병존 여부 혹은 악성화 의 예측에 도움이 된다. 특히 점막하 종양의 악성화, 침습 깊이, 종양의 위벽내 국한 여부에 대한 정보를 주어 위점막 하 종양의 조직학적 진단에 도움을 준다.15 GCP의 특징적인 초음파 소견은 많은 낭종들을 포함하는 점막하층의 비후에 의한 위벽의 비후로 나타난다. 현미경적으로 GCP는 전형적 으로 위선이 점막하층의 상부까지 확산되며 드물게 위벽의 심부까지 확산된다. 낭성 확장을 보이는 위선 주위로 염증 과 재생이 관찰되나 상피의 이형성은 관찰되지 않는다. 치 료는 꼭 필요하지는 않으나 증상이 있을 경우 또는 위암을 배제하기 위한 진단적 목적으로 수술적 처치 또는 내시경적 점막절제술 등을 시행할 수 있다.10
GCP는 병변 자체와 위암과의 관련성에 대해 논란이 많 았다. 위장관 문합부에서 발생한 GCP와 연관된 위선암의 증례가 보고되면서 전암성 병변의 가능성이 처음 제시되었 다.16 위장관 문합부에서 발견된 용종의 발생 부위, 조직학 적 특성이 위부분절제술을 받은 실험 동물모델에서 암 발생 에 선행하는 문합부 용종과 비슷하여 전암성 병변으로서 가 능성을 시사하였다.17 그러나 GCP 자체가 전암성 병변은 아 니고 암 주위 병변이며 일반적으로 GCP 자체는 양성 질환 으로 알려져 있다.6 위절제 후 잔존 위에서 GCP와 조기 위 암의 병존이 발견된 3예가 보고되었고,1 1 GCP에서부터 발 생한 잔존 위의 선암의 증례들이 보고되었다.12 - 14 위절제술 의 기왕력이 있는 경우 잔존 위에서 GCP로부터 위암이 발 생한 예는 상기의 몇 예가 보고된 적이 있으나,1 1- 14 위절제
술의 기왕력이 없는 환자에서 GCP가 위암으로 진행된 예는 아직까지 보고된 적이 없다. 본 증례는 위절제술의 기왕력 이 없는 환자에서 위점막하 종양으로 추적관찰 중 쐐기형 절제술 후 GCP와 위선암이 확인되어 점막하 종양 형태의 GCP로 생각되던 병변의 악성화가 추정되는 경우이다. 1997 년 일본에서 위절제술의 기왕력이 없는, 점막하 종양으로 발현한 진행성 위암의 증례가 1예 보고되었다.1 8 추적관찰 중 종양 표면에 미란과 얕은 함몰을 동반한 점은 본 증례와 유사했으나 점막하 종양의 크기가 발견된 지 7개월 만에 1.5 cm에서 2 .0 cm으로 커졌고 최종 진단이 장막까지 침습 한 진행성 위암이라는 점이 본 증례와 달랐다. 일본에서 점 막하 종양으로 발현한 원발성 위암의 발생률은 문헌에 따라 절제된 위암의 조직표본 중 0.1%에서 0.62 %까지 다르게 보 고되었다.1 8 그 중 30 %는 외과적 절제 전에 시행한 내시경 적 조직검사에서 진단되지 않았다.1 8 위암은 대개 내시경적 조직검사에서 쉽게 진단이 되나 위점막하 종양은 종양 표면 이 정상 점막으로 덮여 있기 때문에 조직학적 진단이 어렵 다. 육안적으로 진단된 위점막하 종양은 다양한 생물학적 특징을 지닌, 여러 가지 형태의 조직학적 가능성을 갖고 있 다. 특히 점막하 종양으로 발현한 위암은 드물고 종종 진단 하기 어렵다. 점막하 종양으로 발현한 위암은 흔히 종양 표 면에 궤양이나 함몰 등을 동반하지만 암세포는 거의 대부분 정상 점막으로 덮여 있게 된다.1 8 현저한 림프구 침윤, 점액 성 선암에서 대량의 점액 생성, 발암 부위에 점막근판 두께 의 감소, 이소성 선조직에서 발생한 선암 그리고 점막하층 에 상당한 양의 섬유화 등이 점막하 종양으로 발현한 위암 의 발병기전으로 알려져 있다.1 8 3～4 cm 이상의 위점막하 종양은 3～4 cm 미만의 종양보다 악성의 위험도가 더 높기 때문에 방사선학적 검사나 내시경적 조직검사의 결과와 상 관없이 외과적 절제가 추천된다.19 또 점막하 종양으로 발현 한 위암은 점막하 혹은 그 이상의 심부 침습이 흔하기 때문 에 비슷한 크기의 다른 위암에 비해 더 진행성이거나 원격 전이의 위험성이 높게 된다.1 8 수년간 크기의 변화 없이 위 점막하 종양 형태를 보이는 GCP가 위선암으로 진행되었다 는 것은 GCP의 전암성 병변에 대한 가능성을 시사하는 것 이다. 이것은 위점막하 종양의 진단시 위암 가능성에 대한 주의 깊은 관찰이 종양의 치료방침을 결정하는 데 중요함을 의미한다. 본 증례는 이전에 일본에서만 보고되었던, 점막 하 종양으로 발현한 위암의 국내 첫 증례로 수년간 크기의 변화 없이 위점막하 종양의 악성화가 확인된 최초의 보고이 다. 크기의 변화가 없이 양성 질환의 악성화가 가능한 것은 점막하 종양의 형태를 보이는 GCP가 양성 질환이고 점막 손상에 따른 악성 궤양 등이 여기에 동반되어 정기적 추적 관찰 중 조기에 진단되었기 때문으로 생각된다. 일반적인 위점막하 종양의 자연경과를 내시경적 초음파검사로 추적
Kim, et al. Gastric Adenocarcinoma Simulating Submucosal Tumor 2 9 5
관찰하였을 때 3～4 cm 미만의 작은 크기일 경우 대부분 초음파 소견이나 크기의 변화가 없기 때문에 고식적인 관찰 만으로 충분하다.2 0 그러나 본 증례 처럼 크기의 변화가 없 더라도 종양 표면에 궤양이나 함몰 등이 관찰될 때에는 반 드시 점막하 종양으로 발현한 위암의 가능성을 고려해야 한 다. 이에 저자들은 위수술의 기왕력이 없는 환자가 위점막 하 종양으로 진단받고 수년간 추적관찰 중 크기의 증가 없 이, 종양 표면에 궤양이 새로 발생하여 내시경적 조직검사 및 쐐기형 절제술로 진단된 위선암과 GCP 1예를 경험하였 기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
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