REPO RT
J Korean Thyroid Assoc 2014 May 7(1): 102-106 http://dx.doi.org/10.11106/jkta.2014.7.1.102Received December 9, 2013 / Revised 1st January 20, 2014, 2nd January 29, 2014 / Accepted February 3, 2014 Correspondence: Jung-Hae Cho, MD, Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, St. Vincent Hospital, The Catholic University of Korea, 93-6, Ji-dong, Paldal-gu, Suwon 442-723, Korea
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갑상선유두상암의 낭성 전이로 오인된 경부의 다발성 신경초종
가톨릭대학교 의과대학 이비인후과1, 병원병리과2
김지선
1, 유창영
2, 김래형
1, 조정해
1Multiple Cervical Schwannomas Mimicking Metastatic Lymph Nodes from Papillary Thyroid Cancer
Ji-Sun Kim1, Chang-Young Yoo2, Rae-Hyung Kim1 and Jung-Hae Cho1
Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery1, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Department of Pathology2, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Suwon, Korea
We report a case of multiple cervical schwannomas mimicking cervical nodal metastasis in a 45-year-old female patient with papillary thyroid carcinoma. Ultrasonography revealed a hypoechoic lesion with irregular contour in the left isthmus of the thyroid gland. A contrast-enhanced CT of the neck showed two well- circumscribed, cystic masses in the left cervical level II. The preoperative results of ultrasonography guided fine needle aspiration biopsy from both thyroid and lateral neck masses were papillary thyroid cancer and atypical cell, respectively. Considering clinical and imaging results, the lateral neck masses were suspected to be metastatic cervical lymphadenopathy. During surgery, however, we identified that two lateral neck masses were originated from spinal accessory nerve and cervical plexus. The pathologic examination confirmed that lateral neck masses were typical schwannomas. Before surgery, it is important to make every efforts to discriminate metastatic lymphadenopathy from the cystic neck mass in patients with papillary carcinoma.
Key Words: Papillary thyroid carcinoma, Cystic metastasis, Schwannoma, Spinal accessory nerve
서 론
갑상선유두상암은 경부 림프절 전이가 50% 내외로 보고될 정도로 빈번하며 이 중 40% 정도는 낭성 변화 를 보이는 것으로 알려져 있다.1) 측경부 림프절 전이는 환자들이 촉지되는 경부 종괴를 주소로 내원하여 전이 성 림프절로 진단받고 원발부로 갑상선암을 발견하는 과정을 거치게 되는 경우가 빈번하다. 외측 경부의 림 프절 전이 수술은 갑상선전절제술과 포괄적 경부 림프 절 청소술을 시행하는 것이 원칙이나 피부 절개가 보
다 확장될 뿐만 아니라 경부의 다양한 합병증을 야기 할 수 있기 때문에 술전에 측경부 종괴에 대한 보다 면밀한 검사가 필요하다. 한편 경부에 낭성 종괴가 있 을 경우에는 감별해야 할 질환이 매우 다양하며 그 중 신경초종이 드물지만 경부의 다양한 부위에서 발견될 수 있어 수술 전에 진단을 정확히 내리기가 어렵다.
최근 저자들은 갑상선유두상암으로 진단된 환자에 서 측경부의 낭성 종물이 동반되어 세침흡인검사 후 비정형 세포가 발견되어 수술 전 갑상선유두상암의 낭 성 전이를 의심하였으나 수술 시 척추부신경과 경신경 총에서 기원한 신경초종을 확인할 수 있었기에 갑상선
Fig. 1. Preoperative imaging studies. (A) Ultrasonographic image showing an about 0.4×0.6 cm sized hypoechoic nodule with irregular margin in the thyroid isthmus. (B) Ultrasonographic image showing an about 2.5×2.9 cm sized hypoechoic and cystic mass at the left upper lateral neck. (C) Enhanced axial CT image showing well defined two cystic masses (arrows) with heterogeneously enhancement in the cervical level II.
Fig. 2. Findings of fine needle aspiration cytology. (A) Fine needle aspiration cytology of left isthmic nodule showing nuclear crowding and irre- gularities of nuclear contours.
(B) Fine needle aspiration cytology of left lateral neck mass showing intranuclear inclusion (arrow).
암에서 측경부의 낭성 종양으로 신경초종이 동반될 수 있음을 보고하는 바이다.
증 례
45세 여자 환자가 우연히 촉지되는 좌측 상경부 종 물을 주소로 내원하였다. 내원 전 좌측 경부 종물로 타 병원에서 경부 초음파검사를 시행하였고 갑상선의 악 성 종양이 의심되어 본원으로 의뢰되었다. 환자는 과 거력 및 가족력에서 특이 사항은 없었으며 신체검사에 서 좌측 상경부(level II)에 2 cm 크기의 무통성의 가동 성이 있는 종괴가 확인되었다. 갑상선에서 촉진되는 종괴는 없었으며 그 외 비강, 인후두 내시경에서 특이 소견은 없었다. 경부 초음파에서 좌측 갑상선 협부에 0.4×0.6 cm 크기의 경계가 불명확한 저에코성 병변 (Fig. 1A)과 좌측 경부 level II에 경계가 명확한 2.5×2.9 cm 크기의 낭성 변화를 보이는 저에코성의 종괴를 확인하였다(Fig. 1B). 경부 컴퓨터단층촬영(computed tomography, CT)에서 좌측 흉쇄유돌근의 내측과 후방 으로 경계가 분명한 불균질(heterogeneous)의 조영증강
이 되지 않는 두 개의 낭성 종괴가 보였다(Fig. 1C). 초 음파유도하에 갑상선과 경부 종괴에서 각각 세침흡인검 사를 시행하였고 갑상선결절에서는 유두암(Fig. 2A), 좌 측 경부 종물에서는 갑상선유두상암의 세침흡인에서 볼 수 있는 핵내봉입체(nuclear inclusion body)가 있으 면서 방추형 세포가 관찰되어 비정형 세포(atypical cell)로 보고되었다(Fig. 2B). 좌측 경부 종물에 대해서 첫 번째로 갑상선암의 경부 전이를 의심하여 전신 마 취 하에 갑상선전절제술 및 경부 종괴 절제술을 계획 하였고, 경부 종괴는 수술 중 동결절편에서 갑상선암 의 전이성 림프절로 확인이 될 경우에는 포괄적 경부 곽청술에 대한 사전동의를 받았다. 먼저 좌측 상경부 피부에 횡절개를 가하여 종물을 확인하였다. 종괴는 피막으로 둘러싸여 경계가 뚜렷하였고, 주변 조직과의 유착이 거의 없어서 비교적 분리가 잘 되었다. 상부로 박리를 더 진행하여 척추 부신경에서 기원하는 말초신 경 유래 종양이 의심되었고 종괴의 일부를 절제하여 동결절편을 시행한 결과 신경성 종양으로 보고되었다.
피막을 남겨 신경의 구조를 유지하고 종양 적출술을 시행하고 나머지 종양 또한 같은 형태로 경신경총에서
Fig. 3. The gross findings of surgical specimen. (A) The 2.5× 3 cm sized, well en- capsulated and yellow mass arising from the spinal acce- ssory nerve. (B) The 1×1.5 cm sized, yellow mass arising from the cervical plexus.
Fig. 4. Results of histopathology. (A) Histopathological examination of thyroid gland showing papillary growth and ground glass nuclei (H&E stain, ×400). (B) Histopathological examination of lateral neck mass showing compact spindle cells arranged in short and interlacing fascicles (H&E stain, ×200).
기원하는 것이 확인되어 피막을 보존하지 않고 완전 절제를 하였다. 종물의 크기는 각각 2.5×3 cm, 1×1.5 cm이었으며 황색을 띤 연조직 형태를 지니고 있었다 (Fig. 3). 이후 갑상선전절제술과 중심경부 림프절 청소 술을 시행 후 수술을 마쳤다. 병리조직검사에서 갑상 선은 협부의 유두상암으로 진단되었고 중심경부구역 의 림프절 전이는 없었다(Fig. 4A). 두 개의 경부 종괴 는 모두 신경초종으로 확진이 되었다(Fig. 4B). 환자는 수술 후 어깨 근력 및 운동성 제한은 없었으나 통증을 지속적으로 호소하여 승모근에 대한 근전도를 실시한 결과 불완전 척추부신경병증으로 진단받고 재활 치료 후 증상은 모두 호전되었으며 그 외 다른 신경학적 결 손은 보이지 않았다.
고 찰
일반적으로 낭성 외측 경부 종괴에 대한 감별진단으 로는 1) 선천성 낭종으로 새열낭종, 림프관종, 혹은 혈 관성 기형; 2) 염증성으로 화농성 림프절염이나 결핵성 림프절염; 3) 종양성 병변으로 낭성 림프절 전이와 낭 성 신경초종으로 분류할 수 있다.2) 염증성 림프절염은 특징적인 임상 소견과 영상학적 검사로 구별할 수 있으 며 성인에서는 구인두의 인간유두종 바이러스와 관련 있는 편평상피세포암과 갑상선유두상암의 낭성 전이를 반드시 고려해야 한다. 또한 갑상선유두상암에서 결핵 성 림프절과 동반될 가능성이 있어 임상적으로 의심될 경우에는 림프절에서 결핵균에 대한 중합 연쇄반응 및
세침흡인세포검사를 하는 것이 권고되고 있다.3) 갑상선암 환자의 경부 초음파에서 림프절의 미세석 회화, 낭성 변화, 변화된 혈관분포, 난형보다는 구형일 경우에는 전이성 림프절을 우선적으로 감별해야 한다.
이 중 낭성 괴사가 가장 높은 진단율을 보이며 림프절 전이가 의심될 때는 세침흡인검사로 확진을 내릴 수 있으나 위음성의 가능성도 배제할 수는 없다. 본 증례 의 경우 낭성 종괴의 발생 부위를 고려하였을 때 제2형 새열 낭종과 낭성 림프절 전이를 먼저 고려하였으나 초음파유도하 세침흡인검사에서 갑상선결절에서 유두 상암이 발견되었고 측경부 종괴에서는 갑상선유두상 암에서 관찰될 수 있는 핵내봉입체(nuclear inclusion body)가 보이면서 정상 림프세포에서 벗어난 비정형 세포가 확인이 되어 양성 병변보다는 유두상암의 림프 절 전이를 먼저 감별해야 했다. 또한 세침흡인검사로 는 흡인된 검체가 림프절인지 아니면 다른 양성 종양 인지를 구별하는 것은 어렵고 흡인된 대부분의 세포가 방추형을 띄는 것만으로는 양성 종양을 배제하지는 못 하였다. 갑상선유두상암에서 외측 경부에 세포학적으 로 림프절 전이가 확인이 될 경우에는 일반적으로 중 심 림프절을 포함한 외측의 포괄적 경부 림프절 청소 술을 시행하여야 하지만 수술 후 경부 신경 및 혈관에 대한 합병증을 고려해야 한다. 또한 수술 시 갑상선유 두상암의 낭성 림프절 전이는 육안으로도 쉽게 구별할 수 있는데 주로 검은 갈색을 띠는 것이 특징적이다. 따 라서 본 환자에서는 측경부 종괴가 갑상선유두상암의 림프절 전이를 첫 번째로 감별해야 하지만 세포학적으 로 전이성 림프절로 확진이 되지 않았기 때문에 수술 시 소견 및 동결 절편 결과 확인 후 측경부의 포괄적 림프절 청소술을 계획하였다. 그러나 수술 시에 피막 에 의해 싸여 있는 황색의 종물이 관찰되었고 종괴의 피막하 박리를 통해 척추 부신경 및 경부 신경총에서 기원하고 있는 것이 확인이 되었으며 동결절편에서도 신경성 종양으로 보고가 되어 신경초종임을 쉽게 진단 을 할 수 있어 측경부의 포괄적 림프절 청소술을 피할 수 있었다.
신경초종은 수술 중 소견과 병리조직검사를 통해 진 단할 수 있지만 세침흡인검사와 영상학적 검사를 통한 수술 전 신경초종의 진단 특이도는 각각 20%와 38%로 비교적 낮으며 특히 CT에서 낭성 변화를 빈번히 보이 기 때문에 감별해야 할 다른 경부 질환들이 많아 수술 전 진단이 쉽지 않다.4,5) Buchanan 등6)은 임상적 소견 과 경부 초음파 소견으로 수술 전 제2형 새열낭종으로 진단하였으나, 조직학적으로 낭성 신경초종으로 확진된
경우를 보고하면서, CT와 자기공명영상검사(magnetic resonance imaging, MRI)를 수술 전 진단 방법으로 초 음파검사를 보완하는 수단으로 제안하였다. Yasumatsu 등7)은 27명의 경부 신경초종 환자들에게 초음파를 시 행하였으나, 단 한 명도 신경초종의 특이적 소견은 관 찰할 수 없었다고 보고하였다. 또한 Lim 등8)은 23명의 경부 신경초종 환자에게 세침흡인검사를 시행하였으 나 신경초종으로 진단된 경우는 6명(26.1%)밖에 되지 않았고, 나머지 17명에서는 부족한 세포 수로 인해 진 단이 불가능하거나, 비특이적 림프절 소견을 보였다고 보고하였다. 핵내봉합체가 신경초종에서 드물지만 세 침흡인검사에서 발견될 수 있으며 한 보고에서는 16례 중 3례(19%)에서 확인이 되었다고 하였다.9) 따라서 본 증례에서처럼 갑상선암과 신경초종이 동반되어 있는 경우에는 세침흡인검사에서 핵내봉입체가 외측 경부 에서 보이더라도 병리과 판독 시에 주의가 필요하다.
MRI가 신경초종의 진단에 많은 도움을 주는데 전형적 으로 T1 강조영상에서 저신호강도를 보이는 반면, T2 강조영상에서는 불균질한 고신호강도를 보인다.10) 경 부에서 발생하는 신경초종은 주로 미주신경, 교감신경 총에서 발생한다고 알려진 반면에, 경신경총과 척추 부신경에서 기원한 경부 신경초종에 대한 국내외 보고 는 매우 드물다.11) 경부 신경초종에 대한 치료는 수술 이 원칙이며 수술 시에 기원이 되는 신경과 신경초종 을 싸고 있는 피막을 보존하고 종괴를 적출해야 한다.
이와 같은 술식을 시행하지 않을 경우에는 특히, 운동 신경인 경우에는 수술 후 신경학적 결손을 초래하게 된다.
낭성 성분이 주병변인 갑상선유두상암의 전이성 림 프절은 양성 낭종과 매우 유사하여 감별이 어려울 수 있으나 낭성 변화가 없는 고형 림프절 전이는 CT에서 갑상선과 비슷한 음영을 보이기 때문에 보다 진단이 쉬운 것으로 알려져 있다.1) 본 증례에서처럼 초음파 및 세침흡인검사, CT로 갑상선유두상암의 전형적인 전이 림프절과 감별할 수 없다면 MRI를 시행하는 것도 도 움이 될 수 있을 것이다. 또한 갑상선유두상암 전이가 의심되는 림프절에서 낭성 변화 소견이 보인다면 세침 흡인으로 티로글로불린(thyroglobulin)을 측정하면 전 이성 림프절을 진단하는데 도움이 되는 것으로 알려져 있다.12) 갑상선유두상암의 경우 척추 부신경 주위로 림 프절 전이가 빈번히 관찰되므로 이 부위에 낭성 변화 가 있을 경우에 세침흡인검사와 영상검사 등에서 경부 종물에 대한 수술 전 진단이 정확히 내려지지 않았다 면 감별해야 할 질환으로 경부 신경초종이 있음을 주
지하고, 환자에게 신경초종의 가능성과 수술 후 발생 할 수 있는 신경학적 합병증에 대해 미리 설명하는 것 이 중요할 것으로 사료된다.
중심 단어: 갑상선유두상암, 낭성 전이, 신경초종, 척추 부신경.
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