대 한 수 부 외 과 학 회 지 제 10 권 제 1 호 The Journal of the Korean Society for Surgery of the Hand VOLUME 10, NUMBER 1, MARCH 2005
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Angioleiomyoma in the Digit - A Case Report -
Eun Sun Moon, M.D., Myung Sun Kim, M.D., Young Jin Kim, M.D.
Department of Orthopedic Surgery, Chonnam National University Hospital, Gwangju, Korea
Angioleiomyoma, which originates from smooth mus- cle cells of arterial or venous walls, is a benign solitary smooth muscle tumor that occurs mainly in the lower extremity. This tumor that occurs uncommonly in the digit can be found in the dermis, subcutaneous fat and fascia and treated with simple excision. In our review of published articles, there has been a few reports of angi- oleiomyoma in the digit in other conturies but no domes- tic report. We hereby report a rare case of digital angi- oleiomyoma which developed in the left third finger with a review of literatures.
Key Words: Angioleiomyoma, Digit
서 론
양성의 혈관성 종양인 혈관평활근종은 동맥이나 정 맥 혈관벽의 평활근 세포에서 기원하며 모든 연부 조 직 종양의 약 5% 정도를 차지하는 드문 종양이다. 발 생 장소는 거의 대부분이 하지에 발생하며 수부에서는
드문 것으로 알려져 있으며, 발생 분포는 2 0대에서 5 0 대에 호발하며, 남성보다 여성에서 2배 더 많이 발생 한다. 진단시 평균 종양 크기는 약 1 cm이며, 초기 증상은 국소 부위의 동통이다. 또한 고립성 병변으로, 서서히 성장하고, 딱딱하며, 유동성이 있는 양성 종양 으로 가끔 동통을 유발하고, 피하조직내에 위치하는 것으로 알려져 있다1 , 2. 수지에 발생한 혈관평활근종은 최근까지 국외 논문에 1 4예 보고 되었으나1 - 1 0, 국내에 서는 아직 보고 된 적이 없다.
저자들이 경험한 수지에 발생한 1예의 혈관평활근종 을 보고 하고자 한다.
증 례
5 8세 여자 환자로 약 1 0년 전부터 서서히 커지는 좌 측 제 3수지 근위지 수장부의 심하지 않는 동통을 가 진 종괴를 호소하였다. 과거력 상 외상이나 다른 특이 소견은 없었으며, 진찰 소견상 제 3수지 근위지 수장 부에 낭포성, 유동성의 압통성 종괴가 만져졌다. 단순 방사선 소견상 연부조직의 음영 증가 외에 특이소견은 없었다(Fig. 1). 초음파 검사상 1 . 7×1 . 3×0.9 cm 크기의 내부에 풍부한 혈류를 갖는 경계가 명확한 초 음파 영상을 가진 종양이 관찰되었다(Fig. 2). 임상적 으로 결절종을 의심하여, 국소 마취하에 종양에 인접 한 신경조직을 박리한 후, 피막으로 둘러 싸여 있는 유동성의 종양을 발견하였으며, 육안 소견상 피막주위 에 가느다란 혈관들로 둘러 싸여 있었고, 고형의 딱딱 한 형태로 다른 주위조직과 잘 분리가 되어, 양측 영 양 혈관을 결찰한 후 제거하였다(Fig. 3). 병리 조직 검사상, 평활근 섬유 다발에 교원섬유가 섞여 있는 소 견을 보였다(Fig. 4). 1년 이상 추시에서 종양의 재발 은 없었다.
고 찰
혈관평활근종의 발생 분포는 2 0대에서 5 0대에 호발
수지에 발생한 혈관평활근종 - 1예 보고 -
전남대학교 의과대학 정형외과학교실 문은선・김명선・김영진
통신저자: 김 명 선
광주광역시 동구 학1동 8 전남대학교병원 정형외과
TEL: 062-220-6336, FAX: 062-225-7794 E-mail: [email protected]
하며, 남성보다 여성에서 2배 더 많이 발생하는 것으 로 알려져 왔으나2, 최근까지 국외에서 보고된 1 4예의 수지에 발생한 혈관평활근종의 경우, 10대에서부터 7 0대까지 고르게 분포하고 있었으며, 남성에서 오히려 여성보다 약 3배 정도 더 많이 발생하였다. 발생 부위 로는 좌・우측의 차이는 없었으나, 전체 1 4예 중 제 2 수지에 6예( 4 3 % )로 가장 많았으며, 그 밖에도 제 4수 지에 4예, 제5 수지에 3예, 및 제 1수지에 1예 발생하
였다1 - 1 0.
수지에 발생한 혈관평활근종은 특징적인 임상 양상 을 보이지 않는 드문 양성 연부조직 종양으로, 종괴의 동통이나 압통이 혈관평활근종을 의심할 수 있는 유일 한 임상 양상이다3. 하지만 다른 양성 종양에서도 이러 한 증상을 보일 수 있고 모든 혈관평활근종이 동통이 나 압통을 보이지는 않는다. 따라서 지방종, 섬유종, 결절종, 신경초종, 신경섬유종, 사구체종 등과 감별진 단을 요한다.
본 보고에서는 초음파를 이용하여 종양을 진단하였 는데 비록 도플러 초음파검사상 주위 연부 조직과의 연관성이나 혈관평활근종의 병리학적인 분류를 알기 어려우나, 종양의 유무 확인, 종양의 크기 측정, 종양 의 악성과 양성 여부 판별 및 종양 내부의 다혈관성 유무등을 판별 하는데 초음파가 유용하다고 생각된다.
혈관평활근종의 최종 진단은 조직학적 검사에 의하 며, 특히 사구체종 및 혈관지방평활근종과 조직학적으
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수지에 발생한 혈관평활근종 -1예 보고-
Fig. 1. The plain radiographs showed increased soft-tissue den- sity without bony erosion at the volar aspect of left third proximal phalanx.
Fig. 2. Ultrasonographs showed well circumscribed, hypervascular soft tissue tumor in third finger (1.7×1.3×0.9 cm).
로 감별을 요한다. 혈관평활근종은 지방성분이 없이 혈 관 및 평활근 성분만을 함유하고, 사구체종은 사구체 세포를 함유하고 있으며, 혈관지방평활근종은 혈관, 평 활근, 그리고 지방을 함유하고 있어 감별을 할수 있다3. 또한 면역조직화학 염색(vimentin, desmin, smooth muscle actin)이 혈관평활근종을 진단하는데 아주 유 용한 검사이다.
혈관평활근종의 치료는 단순절제만으로도 충분한 것 으로 알려져 있고7, 재발이나 악성 변이는 거의 드물지
만4 , 6, Herren 등8은 1 7세 남자환자의 제 2수지에 발
생한 혈관평활근종이 외과적 절제 후 악성종양으로 전 이되어 재발된 예를 보고한 바 있다. 본 예에서는 단 순절제로 치료하였으며, 1년 추시상 아직까지 재발은 없었다.
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문은선・김명선・김영진
Fig. 3. Excision of the lesion exposed a well-circumscribed solid tumor.
Fig. 4. (A) Histologic section showed circumferentially arranged muscle cells and inclusion of slit-like vascular channels (H&E stain,
×10). (B) Smooth muscle fibers with oblong nuclei are seen (H&E stain, ×60).
