Case Report
원고 접수일 2012년 10월 17일, 원고 수정일 2012년 11월 6일, 게재 확정일 2012년 11월 23일
책임저자 고승오
(561-756) 전주시 덕진구 백제대로 567, 전북대학교 치의학전문대학원 구강악안면 외과학교실
Tel: 063-250-2113, Fax: 063-250-2089, E-mail: [email protected]
RECEIVED October 17, 2012, REVISED November 6, 2012, ACCEPTED November 23, 2012
Correspondence to Seung-O Ko
Department of Oral and Maxillofacial Surgery, School of Dentistry, Chonbuk National University
567, Baekje-daero, Deokjin-gu, Jeonju 561-756, Korea
Tel: 82-63-250-2113, Fax: 82-63-250-2089, E-mail: [email protected]
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각화낭성치성종양으로 의심되는 환자의 Carnoy's Solution 적용: 증례보고
최석태ㆍ김태광ㆍ임대호ㆍ백진아ㆍ신효근ㆍ고승오
전북대학교 치의학전문대학원 구강악안면외과학교실, 구강생체과학연구소, BK21사업
Abstract
Carnoy's Solution Application for Patient Preliminarily Diagnosed with Keratocystic Odotogenic Tumor: Case Report
Seok-Tai Choi, Tae-Kwang Kim, Dae-Ho Leem, Jin-A Baek, Hyo-Keun Shin, Seung-O Ko Department of Oral and Maxillofacial Surgery, School of Dentistry, Institute of Oral Bio-Science,
Chonbuk National University, Brain Korea 21 Project
The odontogenic keratocyst (OKC) was originally classified as a developmental cyst, and OKC is histologically divided into orthokeratic and parakeratic types. According to revised histopathological classification of odontogenic tumors by the World Health Organization (2005), the term, keratocystic odontogenic tumor (KCOT) has been adopted to describe parakeratic OKC.
The KCOT is noted for its capacity to recur after treatment. The aggressive, or potentially aggressive, nature of KCOT has led to alternative treatments. Among the treatments is noted the use of Carnoy's solution as adjunctive intralesional therapy having a low rate of recurrence. This study suggests a possible benefit of Carnoy's solution against recurrence of KCOT.
Key words: Odontogenic keratocyst, Keratocystic odontogenic tumor, Recurrence, Carnoy's solution
서 론
각화낭성치성종양은 1956년 Philipsen[1]에 의해 처음으로 'odontogenic keratocyst (OKC)', 즉 치성각화낭종으로 명명되 었으며 2005년 치성종양 World Health Organization (WHO) 조직 분류[2]가 개정되어, 낭종상피가 착각화(parakeratinization)
를 보이는 경우에는 각화낭성치성종양(keratocystic odonto-
genic tumor, KCOT)으로 분류하여 양성종양의 하나로 다루게
되었다. 각화낭성치성종양은 악골 어느 부위에서도 발생할 수
있으며 특히 하악의 후방부와 상행지부에서 호발한다[3]. 유아에
서 70대에 이르기까지 다양한 연령층에서 발생하며 10∼30대
남성에서 가장 많이 호발한다. 조직학적으로 6∼10층 정도의
Table 1. The distribution of age and gender
Age (yr)
Gender
Subtotal (%)
Male Female
KCOT/Non-K COT
KCOT/Non-K
COT KCOT/Non-KCOT
10∼19 20∼29 30∼39 40∼49 50∼59 60∼69 70∼
Total
2/1 3/0 0/0 0/3 0/1 0/1 1/0 6/6
1/0 1/0 0/0 0/1 2/0 0/1 0/0 4/2
3 (30.0)/1 (12.5) 4 (40.0)/0 (0.0)
0 (0.0)/0 (0.0) 0 (0.0)/4 (50.0) 2 (20.0)/1 (12.5) 0 (0.0)/2 (25.0) 1 (10.0)/0 (0.0) 10 (100)/8 (100) KCOT, keratocystic odontogenic tumor.
Table 2. The distribution of lesion
Incisor and canine Premolar and molar Molar∼sinus
Others ( the range of lesion
is more than two area) Total
KCOT/Non-KCOT KCOT/Non-KCOT KCOT/Non-KCOT KCOT/Non-KCOT KCOT/Non-KCOT
Maxilla 0/1 0/0 0/0 1/1 1/2
Incisor and canine Premolar and molar Angle-ramus Others Total
KCOT/Non-KCOT KCOT/Non-KCOT KCOT/Non-KCOT KCOT/Non-KCOT KCOT/Non-KCOT
Mandible 2/0 1/2 6/3 0/1 9/6
KCOT, keratocystic odontogenic tumor.
Table 3. Radiographic findings
Variant Uni-locular Multi-locular Total
KCOT/Non-KCOT KCOT/Non-KCOT KCOT/Non-KCOT
Number 9/8 1/0 10/8
Impacted tooth Containing Non Total
KCOT/Non-KCOT KCOT/Non-KCOT KCOT/Non-KCOT
Number 3/2 7/6 10/8
KCOT, keratocystic odontogenic tumor.
세포로 구성되어 있으며 비교적 일정한 두께의 책상배열, 내강의 주름진 부전각화층, 상피돌기의 소실 등을 특징으로 한다[4]. 방사 선학적으로는 경계가 명확하며 난원형의 방사선 투과상으로 보인 다. 병소의 대부분은 단방성이나 때로는 다방성 형태로 나타나기 도 한다.
각화낭성치성종양은 주위 조직으로의 침윤성향이 강하고 높은 재발률을 보이는 치성낭종으로 알려져 있다[5,6]. 따라서 그 치료 방법에 있어서도 단순 적출술부터 조대술, 냉동요법 혹은 Carnoy's solution 병행, 변연절제술, radical resection 등 여러 술식들이 보고되고 있다[7-10]. 재발 원인으로는 딸 낭(daughter cyst), 상피 섬(epithelial island)의 존재, 낭종벽 표피세포의 활발한 증식능 등이 보고되고 있지만, 얇은 낭종벽 때문에 적출 시 발생하는 상피조직의 잔존이 원인이라는 지적도 보고되고 있다 [11].
각화낭성치성종양에 대한 절개생검은 치밀골 파괴를 보이지 않는 방사선 병변의 경우 침습적일 수 있으며, 술후 병변 부위의 감염 가능성을 높일 수 있다. 따라서 본 교실에서는 술전 방사선상 각화낭성치성종양으로 의심되는 18증례에 대해 술 전 조직검사를 시행하지 않고 바로 낭종 적출술을 한 후에 Carnoy's solution을 적용하여 소기의 결과를 얻었기에 보고하는 바이다.
증례보고
2006년 1월부터 2011년 12월까지 전북대학교병원 구강악안면
외과에 내원하여 술 전 방사선상 각화낭성치성종양으로 의심되는
18명 환자(Table 1)를 대상으로 하였다. 이들은 모두 파노라마,
dental computed tomography 등의 검사를 통해서 구강악안면
방사선과와 본과에서 내린 예비진단이었고, 술 전 X-ray상 법랑모
세포종이나 치성점액종 등 재발 성향이 강한 종양으로 잠정진단된
환자는 대상에서 배제하였다. 나이는 평균 39.6세였고, 발생부위
는 상악 3증례, 하악 15증례로 하악에서는 하악각으로부터 하악
지에 호발하였다(Table 2). X-선 소견은 단방성이 17증례 다방성
Fig. 1. Keratocystic odontogenic tumor. (A) Preoperative panoramic radiograph. (B) Postoperative 36 months panoramic radiograph.
Fig. 2. Keratocystic odontogenic tumor. (A) Preoperative panoramic radiograph. (B) Postoperative 8 months panoramic radiograph.
Table 4. Postoperative examinations
Poor wound healing
Intraoperative nerve exposure
bInfection Radiologic recurrence
Period after first surgery
aPostoperative paresthesia
Postoperative no paresthesia
Within
2 years 2∼4 years More than 4 years
0 2 7 1 1 4 4 10
aRecovered within 3 months. bRecovered within 1 month.
이 1증례였다(Table 3). 술 전 조직검사를 시행하지 않았으며, 전신 마취하에 낭종벽을 최대한 적출한 후에 Carnoy's solution (100% absolute alcohol 30 mL, chlorform 15 mL, glacial acetic acid 5 mL)를 cotton ball에 적셔 골병소 전체에 3∼5분간 도포한 후 생리식염수로 충분히 세척한 다음 봉합하였다. 그 이후 부가적인 골이식술 등은 동반하지 않았다. 총 18증례 중 10증례가 최종 조직검사상 각화낭성치성종양으로 확진되었다. 술 후 주기 적으로 임상학적ㆍ방사선학적 재발여부 및 신경손상, 지연된 창 상치유 및 감염여부를 평가하였다(Table 4). 각화낭성치성종양 으로 최종 확진된 10증례 중 9예에서는 재발소견이 관찰되지 않고 있으며(Fig. 1, 2), 1예(Fig. 3)에서 술 후 3년 7개월째에 재발 소견이 관찰되어 조대술(marsupialization)을 시행하였으 며 현재 17개월째 재발소견 없이 치유 양상이 관찰되고 있다.
최종 조직검사상 각화낭성치성종양으로 확진되지 않은 8명 중 5명은 치근단낭종, 3명은 함치성낭종으로 최종 진단되었다 (Table 5). 이 8명 또한 주기적인 임상학적ㆍ방사선학적 검사상
특이소견 없이 치유양상이 관찰되고 있다(Fig. 4, 5).
고 찰
Giuliani 등[12]은 각화낭성치성종양의 재발기전에 대하여 낭 의 불완전한 제거로 인해 딸 낭(daughter cyst)이나 상피 섬 (epithelial island)이 남아 새로운 낭을 형성하는 경우, 구강 상피 기저층으로부터 출아상(bud-like shape)의 상피분지가 새로운 낭을 발생시키는 경우, 그리고 기저세포모반증후군과 관련하여 새로운 낭이 계속적으로 생기는 경우를 보고하였다. 재발의 생태 병리학적 분석으로는 프로스타글란딘, 섬유분해효소 외 기타 산 화효소의 활성이 증가되고[13-15], 세포 분화 활성도가 증가하며 [16,17], 결합조직 내로의 상피층의 증식[18] 등이 재발에 관여하 는 것으로 보고되고 있다.
각화낭성치성종양의 재발률은 연구마다 차이가 있으며 2.5∼
62.5%로 다양하게 보고되고 있다[18,19]. 각화낭성치성종양의
Table 5. The distribution of definite diagnosis
Keratocysticodontogenic tumor Dentigerous
cyst Periapical cyst Total Number
Recurrence
10 1
3 0
5 0
18 1
Fig. 3. Keratocystic odontogenic tumor (recurrence). (A) Preoperative panoramic radiograph. (B) Postoperative 1 day panoramic
radiograph. (C) Postoperative 42 months recurrent (black arrow) panoramic radiograph. (D) Second postoperative (marsupialization) 17 months panoramic radiograph.가장 공격적인 성질은 피질골을 비박화시키고 팽창시켜 천공시키 는 것이며[20], Jackson 등[21]은 두개저 부위까지 침범한 증례를 보고하였으며, Chuong 등[22]은 상악으로부터 안와까지 확장된 각화낭성치성종양을 보고하였다. González-Alva 등[23]은 각화 낭성치성종양 상피에서의 유사분열 활성도가 다른 낭들에 비해 훨씬 높다고 보고하였으며, Ogden 등[24]은 각화낭성치성종양 상피에 존재하는 p53 항체 증가로부터 높은 세포 증식의 원인은 비정상적인 성장 조절에 있다고 보고하였다. 성별에 따른 재발률 에 있어서 Ahlfors 등[3]은 남성에서 재발률이 높다고 보고한 반면, Anand 등[25]은 성별의 차이가 없다고 하였다. 따라서 이러한 재발을 막기 위하여 안전변연을 포함한 악골의 절제술이 가장 유효한 치료방법으로 알려져 있으나 수술이 매우 침습적이고 환자의 삶의 질이 많이 저하되는 단점 때문에 좀 더 덜 침습적인 치료방법들이 다양하게 연구되어 시도되고 있다.
각화낭성치성종양의 임상증상으로는 무통성의 악골 종창을 나 타내는 경우도 많지만[26], 동통을 호소하는 경우도 보고되었다 [27]. 방사선학적 소견은 경계가 명확한 방사선 투과성 병소로 나타나거나 부드럽고 치밀화된 경계를 갖는 단방성 혹은 다방성의
방사선 투과성 병소로 나타나며 단방성이 78% 정도로 비교적 더 많은 것으로 알려져 있다[28]. 또한 다방성의 경우 단방성보다 더 공격적인 성장 양상으로 단방성 병소에 비해 재발률이 높다고 보고되고 있다[29]. 본 연구에서는 10증례의 각화낭성치성종양 중 9증례는 단방성 병소였고 1예에서 다방성을 보였는데 다방성 증례에서 재발소견을 보였다.
각화낭성치성종양은 찢어지기 쉬운 얇은 벽을 가지고 있으며 보통 딸 낭을 동반하고 있어 단순한 수술적 적출술만으로는 완전 한 제거를 확신하기 어렵다. 이는 상피부분의 잔사가 쉽게 간과될 수 있기 때문이며, 이러한 상피 잔사와 잔사 조직은 Brannon[30]
이 보고한 것과 같이 재발의 주요 가능인자로 생각될 수 있다.
이러한 이유로 외과적 적출술 후 화학적 소작술, 냉동치료법,
변연골 절제술 등이 부가적인 술식으로 고려되고 있다. 또한 상피
섬(epithelial island)이나 microcyte의 대부분이 주변골보다는
낭을 덮고 있는 점막에 존재하는 것이 밝혀지면서 각화낭성치성종
양의 치료법으로 Carnoy's solution을 선택한 경우 외과적 적출
술과 함께 Carnoy's solution으로 골결손부를 처치하고 골천공이
일어난 경우에는 주변의 점막까지 Carnoy's solution으로 처치할
것이 추천되고 있다[31,32]. 최근 Stoelinga[31]는 이환된 점막이
적절하게 제거되지 않는다면 주변골의 골절제술을 시행한 경우라
도 결손부를 재건한 골이식부위에서 재발이 가능함을 보고하였다
Blanas 등[33]은 단순 적출술 시행 시에는 재발률이 17∼58%,
Carnoy's solution이나 조대술을 적용한 후 적출술을 시행한 경
우에는 재발률이 1∼8.7%, 병소 부위를 광범위하게 절제할 시에
Fig. 4. Dentigerous cyst. (A) Preoperative panoramic radiograph. (B) Postoperative 12 months panoramic radiograph.
Fig. 5. Periapical cyst. (A) Preoperative panoramic radiograph. (B) Postoperative 11 months panoramic radiograph.
는 재발률이 0%임을 보고하였다. 또한 광범위한 절제술은 너무 침습적이므로 덜 침습적이면서 재발률을 줄이기 위해서는 Carnoy's solution이나 조대술과 같은 부가적인 치료와 함께 적 출술을 함께 할 것을 추천하였다. Carnoy's solution을 병변 내에 적용할 때 노출된 신경과 혈관에 대한 손상에 관하여 Stoelinga[8]
와 Saulacic 등[34]은 Carnoy's solution의 5분 이내 적용 시에는 하치조 신경과 혈관의 변성이 가역적인 범위 내에서 발생하여 회복이 가능함을 보고하였다. Morgan 등[35]은 단순 적출술 시행 후 재발률이 높아진다고 보고하였으며, Ahlfors 등[3]은 임상적ㆍ 병리학적 관찰에 기초하여 치성각화낭종을 양성종양으로 간주하 고 단방성 법랑모세포종에서와 유사한 외과적 치료 접근을 추천하 였다.
술 후 재발시기에 있어서 Morgan 등[35]에 따르면 치성각화낭 종의 재발은 술 후 5년 이내가 대부분이지만(78%) 술 후 10년 이후의 재발률도 22%나 되므로 술 후 장기적인 추적관찰이 필요 하다고 하였다. Park 등[36]에 의하면 술 후 2년에서 4년 이내가 가장 많은 재발률을 보여 술 후 4년간은 재발 여부를 세밀히 관찰하도록 추천하였으며 한 번 재발한 병소가 다시 재발할 확률 은 16.67%로 한 번 재발한 병소가 있었던 환자 또한 면밀한 추적관찰이 필요함을 보고하였다. 본 병원에서는 각화낭성치성종 양으로 확진된 환자 10명 중 1명이 약 3년 7개월째에 재발되었고, 조대술을 시행한 후 17개월째 재발소견 없이 잘 치유되는 상태로
유지되고 있고 계속 추적관찰 중이다.
Tomomatsu 등[37]과 Myoung 등[38]은 각화낭성치성종양의 재발률이 높기 때문에 수술 전 생검을 통해 확정 진단을 거쳐 적절한 수술법을 결정할 것을 추천하였다. 하지만 절제생검은 치밀골 파괴를 보이지 않는 방사선 병변의 경우 술식 자체가 상당히 침습적이며 술 후 병변부위의 감염 가능성이 높아질 수 있다. 술 중 frozen biopsy 또한 제한된 범위의 정보를 제공할 뿐 확진은 불가능하다. 따라서 본 병원에서는 방사선소견상 각화 낭성치성종양이 강하게 의심되는 환자들에게 낭종적출술 후 Carnoy's solution을 적용하여 치료한 후 이들을 대상으로 추적 조사해 본 결과 18명 중 10명만이 각화낭성치성종양으로, 나머지 8명은 함치성낭종이나 치근단낭종으로 확정진단되었고 술 후 재 발된 1명을 제외한 모든 증례에 있어 임상적으로 장기간의 치료를 요하는 신경손상, 병소치유지연, 재발, 감염 등의 특이 소견 없이 치유된 소견을 관찰할 수 있었다.
각화낭성치성종양의 다양한 치료방법 중 단방성의 경우는 덜 침습적인 방법으로 낭종적출술 후 Carnoy's solution을 적용하는 것만으로도 재발 없이 거의 완치가 가능할 것이라 생각한다. 만약 다방성의 병소라면 본 연구에서처럼 단방성의 병소에 비해 재발의 가능성이 높으며 술 전 법랑모세포종과의 감별 또한 필요하다.
따라서 다방성의 병소에서는 적절한 수술법을 결정하기 위해 술
전 절제생검을 통한 확정진단이 필요하리라 생각한다. 또한 술
전 방사선상 각화낭성치성종양으로 예비 진단된 경우, 술 전 절제 생검이 너무 침습적이라고 생각되거나 술 전 절제생검이 곤란한 경우에는 술 전 절제생검을 통한 확정진단이 없어도 낭종적출술과 함께 Carnoy's solution을 적용하는 것도 유용한 방법으로 선택 될 수 있다고 생각한다. 향후 좀 더 많은 증례와 장기적인 고찰, 임상적 연구뿐만 아니고 실험적인 추가연구가 필요할 것으로 생각 한다.
References
