대한내분비외과학회지：제 7 권 제 1 호
□ 증 례 □
Vol. 7, No. 1, March 2007
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Laparoscopic Resection of Benign Leiomyoma Arising from the Adrenal Gland
Dong Hee Kim, M.D., Min Sung Kim, M.D., Boo Hwan Hong, M.D. and Won Mee Lee, M.D.
1This report describes a case of a 55-year-old woman with an incidental leiomyoma arising from her left adrenal gland.
Leiomyoma may occur in any part of the body where smooth muscular layers exist; however, the uterus and gastroin- testinal tract are the most commonly affected sites. Adrenal leiomyomas are however rarely found in routine clinical ex- aminations or during postmortem examinations. In addition, most leiomyomas are extremely rare, asymptomatic, non- functioning adrenal tumors, which are discovered fortuitously during computed tomography scanning (CT) or magnetic resonance imaging (MRI). A laparoscopic operation has been performed in numerous adrenal surgeries; however, laparo- scopic resections of adrenal benign leiomyomas are not often reported. We diagnosed a case of a nonfunctional adrenal tumor which was histologically confirmed as a benign leiomyoma. We successfully resected the adrenal tumor using a laparoscopic approach. Moreover, we report this case along with a review of the recent literature.
(Korean J Endocrine Surg 2007;7:42-45)
Key Words: Leiomyoma, Adrenal gland, Laparoscopic re-
section중심 단어: 평활근종, 부신, 복강경 절제
Departments of Surgery and 1Pathology, Eulji General Hos- pital, Eulji University College of Medicine, Seoul, Korea
부신양성 평활근종의 복강경 절제 1예
을지대학교 의과대학 을지병원 외과학교실, 1병리학교실
김동희․김민성․홍부환․이원미1
책임저자 : 김동희, 서울시 노원구 하계1동 280-1
｝139-711, 을지대학교 의과대학 을지병원 외과 Tel: 02-970-8243, Fax: 02-970-8227
E-mail: [email protected] 게재승인일：2007년 3월 10일
본 증례의 요지는 2006년 대한외과학회 춘계학술대회에서 구연되 었음.
서 론
평활근종은 평활근세포에서 발생하는 양성 종양으로 평 활근이 존재하는 어느 장기에서나 발생할 수 있지만 대부 분 위장관이나 자궁에서 주로 발생하는 종양으로 알려져 있다.(1,2) 일반적으로 종양 자체의 출혈 및 종양으로 인한 폐쇄로 외과적 절제를 받게 되며 대부분 양성으로 그 예후 는 양호한 편이다. 반면에 부신에서 발생하는 평활근종은 매우 희귀하여 대부분 검사중 또는 사후에 부검을 통해 우 연히 발견된다.(3,4) 일반적으로 복부 단층촬영이나 자기공 명 영상을 통하여 우연히 발견되는 비기능성, 무증상의 종 양으로 보고되고 있다.(4) 최근 부신에서 발생하는 종양에 대하여 복강경 수술이 활발하게 이용됨에 따라 저자들도 수술 전 비기능성 좌측 부신종양으로 진단되어 복강경을 이용하여 절제한 고형 종양이 수술 후 병리조직 검사상 양 성 평활근종으로 진단되어 문헌 고찰과 함께 보고하는 바 이다.
증 례
55세 여자 환자로 전신 쇠약감 때문에 본원에서 시행한 종합 검진상 복부초음파에서 좌측신장 상부에 고형 종괴가 의심되어 내원하였다. 과거력상 내분비 내과에서 하시모토 갑상선염 의심하에 갑상선 호르몬을 복용 중이었다. 이학 적 소견상 혈압은 120/80 mmHg로 정상혈압을 유지하였으 며 그 외에 특이 소견은 없었다. 수술 전 시행한 복부 컴퓨 터 단층촬영에서 좌측부신에서 기원한 6×4 cm의 조형이 되지 않는 저음영의 고형 종괴가 관찰되었다(Fig. 1).
수술 전 시행한 전해질 검사는 정상소견을 보였으며 내 분비 검사에서 혈중 TSH 14.7 uIU/ml (정상 범위 0.3～4)로 약간 상승한 갑상선 기능 저하증을 보였으나 calcitonin 1.5 pg/ml (정상 범위 0～10)로 정상 범위 내였으며, 혈중 corti- sol은 오전 7시에 31.13 mg/dl, 오후 8시에 11.46 mg/dl (정상 범위 6～18)로 약간 상승하였으나 24시간 소변 검사상 cor- tisol 40.1μg/day (정상 범위～150)로 정상 범위 내였다. 그 외에 24시간 소변에서 VMA 1.8 mg/day (정상 범위 1.5～
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Fig. 1. Abdominal computed tomo- graphy scan. (A) Axial CT finding. There was a 6×4 cm sized mass with low density located at the superior pole of the left adrenal gland (black arrow).
(B) 3D MPR CT finding.
The tumor was abbutted to the lateral crus of left adrenal gland (white arrow).
Fig. 2. Gross pathologic appearance of the tumor. The tumor was a 5×5×4 cm sized oval shaped and well circumscribed mass composed of some cystic and solid components.
7.5), Metanephrine 0.2 mg/day (정상 범위 0～1.2), Epine- phrine 10.4μg/day (정상 범위 5～20), Norepinephrine 22μg/
day (정상 범위 15～80)로 정상 범위 내의 수치를 보였다.
이상의 내분비 기능 검사를 종합한 결과 비기능성 부신종 양으로 진단되어 수술 전 전처치 없이 복강경을 이용하는 좌측 부신종양 절제술을 계획하였다.
수술은 환자를 우측와위로 위치하고 4공식을 이용하여 경복막 접근법을 사용하였다. 수술 소견 상 좌측 신장 외상 부에 위치한 주변과 경계가 분명한 5×5 cm 크기의 고형 종괴가 관찰되었으며 신장이나 신동정맥으로의 침범은 없 었다. 좌측대장을 내측으로 가동하고 비장과 신장사이의 계곡에서 좌 신장동맥과 정맥을 찾아 보존하면서 복강경으 로 부신 종양을 안전하게 절제할 수 있었다. 수술시간은 약 180분 가량 소요되었으며 출혈량은 100 cc 미만이었고, 수 술 중 수혈은 하지 않았다.
육안적 병리소견상 5×4×4 cm 크기인 계란형의 경계가 좋은 종괴가 관찰되었고 일부는 고형, 일부는 낭성소견을
보였다(Fig. 2). 현미경 소견상 방추상 세포로 구성된 경계 가 좋은 종괴가 보이고, 종괴내부로 세포밀도가 높은 부위 와 낮은 부위가 동시에 관찰되었고 nuclear atypia, mitosis, cellular pleomorphism은 관찰되지 않았으며 면역염색소견상 smooth muscle actin에 강 양성을 보이는 양성 평활근종으로 확진되었다(Fig. 3). 수술 후 환자는 합병증 없이 5일째에 퇴 원하였다.
고 찰
평활근종은 평활근의 이상 비대로 인해 생긴 양성종양으 로, 주로 자궁에서 생길 경우 생리이상, 불임, 유산 등을 동 반할 수 있으며 소장부위에 생길 경우 소화장애, 출혈 등을 유발하기도 하며 때로는 악성종양으로 변형될 가능성도 보고되고 있다.(1,2)
그러나 일차성 부신 평활근종은 매우 드물어 국내 문헌 상 보고된 예는 아직까지 없으며 1999년 이후에 외국 문헌 (5)에서는 10예 미만의 증례 보고가 있는데 1991년에 Mou- chet등(3)이 ataxia-telangiectasia가 있던 10세 여자환자에서 CT상 우연히 발견된 부신평활근종을 발견하여 보고한 적 이 있으며 1992년에 Radin등(6)이 후천성 면역결핍증인 28 세 남자환자에서 부신 평활근종은 보고한 바가 있었다. 또 한 1991년 Lack등(7)이 adrenal leiomyosarcoma 2예를 절제한 예가 있었고 이후 간헐적으로 외국문헌에는 부신평활근종 에 대한 증례 보고가 있었으나 모두 개복하에 진단이 가능 하였다. 최근 복강경 부신 수술이 활발히 시행됨에 따라 Gibbs등(8)이 후천성 면역 결핍증 환자에서 발생한 부신평 활근종의 복강경적 절제 1예를 보고한 바가 있었다.(8) 일차성 부신평활근종은 발생빈도가 매우 낮으며 방사선 검사나 부검을 통해 우연히 발견되는 경우가 대부분으로 명확한 병태생리나 임상적 특징들이 알려지진 않았지만 문 헌 상 후천성면역결핍증 환자 또는 장기이식을 받았던 환 자들처럼 면역력이 저하된 환자에서 발생 빈도가 높은 것 으로 알려져 있다.(8) 특히 소아에서 발생되는 경우 Chad-
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Fig. 3. Microscopic and immuno- histochemical findings. (A) The tumor was a well circumscribed mass, mostly composed of spindle cells without normal adrenal struc- tures (H&E, ×20). (B) The tumor had some high cellular or low cellular por- tion and the cells did not have nuclear atypia, mito- sis and cellular pleomor- phism (H&E, ×200; inset:
H&E, ×400). (C) The tumor cells were stained strongly positive for smooth muscle actin (×200).
wick등(9)은 후천성 면역결핍증의 감염시 분비되는 humo- ral transforming growth factor가 평활근종의 발생을 촉진시 킬 수 있다고 주장하기도 하였다.
부신에서 발생하는 종양의 경우 복부 단층 촬영이 보편 화되면서 우연히 발견되는 우연종(incidentaloma)이 대부분 으로, 수술적 절제를 통해 다양한 병리 조직의 종양들이 부 신에서 발생할 수 있으며 대부분 무증상의 양성 종양으로 보고되고 있다.(10) 현재까지 알려진 부신에서 발생하는 무 증상 고형 종양으로는 선종, 지방종, 평활근종, 골종, 골수 지방종, 혈관종 등이 보고되고 있으며 이들에 대한 수술적 치료여부의 결정은 아직까지 많은 논란이 있어 왔다.(11) 일반적으로 부신에서 우연히 발생한 종양의 치료 기준은 직경이 1 cm보다 큰 우연종의 경우 1 mg overnight dexame- thasone suppression test를 시행하며 고혈압 환자의 경우에는 total 24 hour metanephrine test, fractionated catecholamine test 및 혈중 칼륨, 레닌 활성검사와 혈중 알도스테론 농도 비율 등을 검사하여 내분비 기능을 가진 종양은 수술적 절제를 시행하는 것이 원칙이다.(12) 반면에 비기능성 종양의 경우 크기나 모양 및 성장 유무를 판단한 후 우연종의 크기가 3～4 cm 이상이거나 주변 조직의 침습 등 악성소견이 의심 된다면 수술이 권유된다.(13)
본 저자의 경우에도 수술 전 내분비 기능 검사상 비기능 성 부신 종양이었으나 종양의 크기가 6 cm으로 악성의 가 능성을 배제할 수 없어 수술을 시행하였다. 수술 후 조직 병리소견상 정상적인 부신조직이 관찰됨이 없이 평활근종 소견만 보였으나 수술 전 시행한 복부 단층 촬영상 좌측
부신 외각(lateral crus)에서 유래된 종괴로 진단할 수 있었으 며 수술 시야상 좌측 부신 외각에 연결되어 주변과의 경계 가 좋아 종양만 절제하게 되었다. 문헌에 의하면 부신 자체 조직에는 평활근이 없으며 부신에서 발생하는 평활근종은 부신주변이나 부신 정맥에 존재하는 평활근에서 유래될 것 이라고 추론하고 있다.(14) 이에 본 증례의 경우 부신조직 이 관찰됨이 없이 평활근종 소견만 보였으나 부신에서 발 생한 평활근종으로 진단할 수 있으며 국내에 보고된 예가 없으며 복강경을 이용하여 효과적으로 치료하여 문헌 고찰 과 함께 보고하는 바이다.
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