뇌성마비로 인한 양측성 첨내반족 변형의 수술적 치료 후 발생한 종외반족 변형의 치료(1예 보고)
원광대학교 산본병원 정형외과학교실, 인제대학교 서울백병원 정형외과학교실*
김유미⋅이우천*⋅정웅서
Treatment of Calcaneovalgus Deformity Following Operative Treatment of Diplegic Equinovarus Deformity in Cerebral Palsy Patient (A Case Report)
Yu-Mi Kim, M.D., Woo-Chun Lee, M.D.*, Ung-Seo Chung, M.D.
Department of Orthopedic Surgery, Sanbon Hospital, Wonkwang University College of Medicine, Gunpo, Korea Department of Orthopedic Surgery, Seoul Paik Hospital, Inje University College of Medicine, Seoul, Korea*
=Abstract=
Calcaneal or calcaneovalgus deformity can occur after surgical treatment of equinus or eguinovarus deformity in cerebral palsy patient. It is a serious complication and the results of many conservative and operative treatments are reported unsatisfactory. We experienced one case of both calcaneovalgus deformity following operative treatment of diplegic equinovarus deformity in a spastic cerebral palsy patient and report about the result of the treatment.
Key Words: Spastic cerebral palsy with diplegic equinovarus deformity, Postoperative calcaneovalgus deformity, Calcaneal dorsomedial displacement osteotomy and first metatarsal dorsal closing wedge osteotomy with soft tissue release
∙Address for correspondence Ung-Seo Chung, M.D.
Department of Orthopedic Surgery, Sanbon Hospital, Wonkwang University College of Medicine, 1142 Sanbon-dong, Gunpo-si Gyeonggi-do, 435-040, Korea
Tel: +82-31-390-2224 Fax: +82-31-398-2223 E-mail: [email protected]
* 본 논문의 요지는 2009년도 대한정형외과학회 추계학술대회에서 발 표되었음.
* 본 논문은 2009년도 원광대학병원의 임상연구비의 지원을 받아 이루 어졌음.
뇌성마비 환자의 첨(내)족 변형의 수술적 치료 후 발생할 수 있는 종(외)반족 변형은 매우 심각한 합병증으로 crouch 보행을 유발하며 그 원인으로는 아킬레스건의 과도한 연장 또는 반복적인 연장술, 부적절한 건 이전술, 수술 후 잘못된
위치로의 석고 고정 등을 들 수 있고, 현재까지 문서 상 확 실한 치료법이 명시되지 않은 상태이다2,4,5,9,10)
. 저자들은 본원에서 8년 전 경직성 뇌성마비로 인해 발생한 양측성 첨 내반족 변형에 대하여 양측 족저 근막 유리술, 아킬레스 건 연장술 및 후 경골근건 이전술을 시행받고 발생한 양측 종 외반족 변형 환자 1예를 경험하고 이에 대한 분석과 치료에 대해 보고하고자 한다.
증례 보고
1. 증례
14세 남자 환자로 서서히 진행한 보행 장애와 운동 능력 감소 및 양 하지의 피곤감을 주소로 내원하였다. 과거력상
A B
Figure 1. Preoperative anterior side (A) and rear side (B) gross appearance show calcaneovalgus deformity of both feet.
A B C D
Figure 2. The patient could not perform double limb heel rise test (A) with his both knees fully extended position. On knee flexion test (B), both ankles were dorsiflexed about 20◦. He could fully extend his knees (C), but not actively flex his knees over 90◦ (D).
A B C
Figure 3. Preoperative plain radiologic findings are demonstrated. Rt (A-1) & Lt (A-2) foot ankle standing lateral view show increased calcaneal pitch angle. Both ankle standing AP view (B) shows valgus deformity of both ankle. Hindfoot alignment view (C) shows valgus positioning of both heel.
8년 전(6세 때) 출생 시부터 계속된 첨내반족 변형으로 타 병원에서 경직성 뇌성마비로 진단받고 연속적 석고 고정 치 료(serial cast)를 시행 받았으나 교정되지 않아 본원 정형 외과에서 수술적 치료를 시행 받았다. 과거 기록 상 첨내반 족의 양상 및 보행 분석, 근력 검사 등의 자세한 사항은 기 록되어 있지 않은 상태였다. 수술은 양측 족저 근막 유리술 및 아킬레스 건 연장술과 후 경골근건을 우측은 중간 설상
골, 좌측은 외측 설상골에 견인 봉합술(pull-out suture)을 이용하여 전방으로 이전한 것으로 기록되어 있었다. 수술 후 족관절을 90도 배굴한 상태로 장하지 석고 고정을 하였 고 수술 후 3주 뒤 중립위로 단하지 체중 부하 허용 석고 고 정을 한 뒤 수술 후 6주째 석고 고정을 제거하고 족관절 운 동을 시행하였다고 한다. 수술 후 6개월까지 경과 관찰 후 외래 방문이 중단된 상태로 지내다가 술 후 8년 뒤 상기 주 소로 다시 본원을 방문하였다. 이학적 검사 상 양측 모두 종 외반족 변형을 보이고 있었으며(Fig. 1), 양지 및 단지 뒤꿈치 거상 검사는 모두 불가능하였다(Fig. 2A). 슬관절 굴곡 검 사 상 족관절은 양측 모두 배굴 20도 정도였으나(Fig. 2B) Tompson 압착 검사에서는 발의 족저 굴곡이 관찰되었다.
근력 검사 상 비복근 및 가자미근은 3등급, 장 무지 굴근 및 장 족지 굴근은 4등급 정도로 감소되어 있었고, 족관절의 배굴력은 5등급이었는데 이것은 주로 전방 이전된 후 경골 근의 근력에 의한 것으로 판단되었으며, 외번근의 근력도 5 등급으로 검사되었다. 대퇴 사두근의 근력은 5등급으로 슬
A B
Figure 4. Intraoperatively, atrophied and elongated tendocalcaneus was fixed with surrounding soft tissues and deep fascia. After the adhesiolysis and fasciotomy (A), we did a zig-zag incision on coronal plane to the tendoncalcaneus and then shorten the tendon until the ankle reached about 20◦ plantar flexion position with his knee flexed 90◦ on prone position (B).
A B
Figure 5. Postoperative 1 year gross appearance. (A) Anterior side and (B) Rear side view are demonstrated.
관절의 완전 신전이 가능하였으나(Fig. 3C) 굴곡은 양측 모 두 90도까지 정도로 제한되어 있었다(Fig. 2D). 방사선 검 사 상, 체중부하 외측상에서 종골 피치각은 우측은 30도 좌 측은 40도였고, 거골-제1 중족골간 각은 우측은 1도 좌측 은 10도였다(Fig. 3A). 후족부 정렬상에서 후족부의 외반 이 관찰되었으며(Fig. 3C), 체중부하 족관절 전후면상에서 족관절 외반이 관찰되었다(Fig. 3B).
2. 수술 방법
종골의 상내측 전위 절골술(calcaneal dorsomedial dis- placement osteotomy)을 시행하고 아킬레스 건의 탐색술 을 실시하여 상태를 확인 후 단축술만을 할지 건 이전술을 추가로 시행할지를 결정하기로 하였으며 좌측은 제1 중족 골 배부의 폐쇄 쐐기 절골술을 추가하기로 계획하였다. 종 골의 외측에서 약 45도 각도로 사선형 절골을 시행 후 우측 은 상방으로 약 1 cm, 내측으로 약 0.5 cm 전위시킨 후 스 태이플과 유관 나사로 고정하였고, 좌측은 상방으로 약 1.2 cm, 내측으로 약 0.7 cm 전위를 시도하였으나 잘 전위되지
않아 족저 근막을 다시 유리한 후 전위시키고 같은 방법으 로 고정하였다. 그 후 아킬레스 건의 내측연을 종 절개하여 건을 노출한 바 아킬레스 건은 늘어난 채로 피하 조직과 단 단하게 유착되어 있었으며 부건은 찾아 볼 수 없었고, 전방 의 심부 후방 구획과 천부 후방 구획 사이의 근막과도 매우 단단하게 유착되어 있었다. 또한 가자미근은 심하게 위축되 어 근육 섬유를 찾아보기 힘들었다. 우선 피하 조직과의 유 착을 박리한 후 전방의 근막에 종 절개를 가하여 유착을 박 리하니 장 무지 굴곡근 및 장 족지 굴곡근도 위축되어 있는 상태였다(Fig. 4A). 절개부보다 근위부로는 절개선을 연장 하지는 않고 도수로 전 후방의 유착을 박리하여 슬관절이 125도 이상까지 굴곡되는 것을 확인한 후 건에 관상면 (coronal plane)으로 zig-zag 절개 후 슬관절을 90도 굴곡 한 상태에서 족관절이 약 20도 정도 굴곡되는 위치로 절단 단의 양 끝을 단축시킨 후 봉합을 시행하였다(Fig. 4B). 좌 측은 약 4 mm 정도 제1 중족골 배부의 폐쇄 쐐기 절골술을 추가로 시행 후 양측 모두 족관절을 최대 족저 굴곡시킨 상 태로 전방으로 단하지 부목 고정을 실시하였다. 아킬레스 건의 유착을 방지하기 위해 술 후 3주부터 부목을 유지한 채로 족관절의 족저 굴곡 운동을 시작하였고, 6주째부터 뒤 꿈치 거상 보조기를 착용하고 부분 체중 부하를 허용하였으 며, 8주째부터 족배 굴곡 운동을 시작하였다. 술 후 12주째 보조기를 제거하고 아킬레스 건의 강화 운동을 시작하였다.
3. 결과
술 후 6개월째 시행한 근력 검사 상 족관절 및 족지의 굴 곡력은 5등급 정도로 크게 향상되었고 양지 뒤꿈치 거상은 가능하였으나 단지 뒤꿈치 거상은 불가능하였다. 내고정물 을 제거 후 아킬레스 건 강화 운동을 지속하였으며, 술 후 1년째 추시 결과 후족부 외반 변형이 교정되었으며(Fig. 5), 여전히 단지 뒤꿈치 거상은 불가능하였으나(Fig. 6B) 양지 뒤꿈치 거상은 가능하며(Fig. 6A), 후방 구획의 근력이 전 반적으로 크게 향상되어 있었다(Fig. 6C). 슬관절의 능동적 굴곡 또한 125도 이상으로 회복되었으며(Fig. 6D) 수술 전 보다 보행이 안정되고 피곤감이 적어졌으며 보조기의 도움 없이 축구 등의 스포츠 활동도 가능하게 되었다. 방사선 검 사 상 양측의 종골 피치각은 우측 20도 좌측 30도 정도로 감소하였고(Fig. 7A, B), 후족부 정렬상에서 후족부 외반 변 형이 교정되었으며(Fig. 7D), 체중 부하 족관절 전후면 상에 서 족관절 외반이 교정되었다(Fig. 7C). 이러한 상태로 아 킬레스 건 강화 운동을 계속하기로 하였으며 6개월에 한번 씩 추적 관찰하기로 하였다.
A B C
D
Figure 6. Postoperative 1 year physical examination findings are demonstrated. Double limb heel rise test (A) is possible with both knee fully extended posture, but the single limb heel rise test are still impossible on Rt (B-1) and Lt (B-2) side. On knee flexion test (C), the ankle positions about 10◦ to 20◦ plantar flexion. He can still fully extend his knees (D-1), furthermore now actively flex over 125◦ (D-2).
A B C D
Figure 7. Postoperative 1 year radiologic findings are demonstrated. Rt (A) & Lt (B) foot ankle standing lateral view show decreased calcaneal pitch angle. On both ankle standing AP view (C), the ankle valgus was corrected. Hindfoot alignment view (D) shows much improvement of hindfoot valgus deformity.
고 찰
뇌성 마비로 인한 첨족 변형에 대한 수술적 치료 후에 발 생할 수 있는 합병증으로 재발 및 종족 변형 등을 들 수 있 다4,5). 이 중 종족 변형은 0~15%에서 발생하며5), 첨족 변형 의 재발보다 더 심각한 합병증으로 정상 보행에서의 족저 굴곡-슬관절 신전 기전이 저하되면서 전 보행 주기에 슬관 절 굴곡의 지속적인 증가를 보이는 crouch 보행을 초래한
다2,4,5).
수술 후 발생할 수 있는 종(외)반족 변형의 원인으로는 다음과 같은 것들이 있다. 첫째로 가장 흔한 원인은 과도한 연장이다. 이는 개방적 연장술 시에 더욱 흔하게 발생하므 로 많은 저자들은 비복근막 만의 선택적 연장이나 경피적 연장술을 선호한다1.4.5). 또한 술 후 발을 종족위(calcaneus position)로 석고 고정할 경우에도 유발될 수 있으므로 주 의하여야 한다5). 6세 이전에는 하퇴 삼두근의 고정된 구축
이 없는데도 근육의 긴장도 증가에 의해서 첨족 변형을 보 일 수 있으므로 수술적 연장술은 고정된 구축이 발생하여 더 이상의 보존적 치료에 반응하지 않는 6세 이후의 환아에 서 시행하여야 이러한 합병증의 발생을 줄일 수 있다4,5,10). 그러나 6세 이후의 환아에서 적절한 연장 후에도 점진적으 로 건의 이완이 발생할 수도 있다는 보고도 있다5). 둘째로 내반 변형을 교정하기 위한 부적절한 건이전술을 들 수 있 다. 내반 변형은 경직성 소아마비에서 흔히 발생되는데 단 독으로 발생하는 경우는 드물고 첨족 변형과 동반되어 가장 많이 발생한다2,5,10). 후족부 내반의 가장 흔한 원인은 근육 불균형으로, 주로 단 비골건에 비해 후 경골근건이 과도하 게 작용함으로써 유발되나 때때로 전 경골근건의 과도한 작 용에 의해서도 발생하며, 하퇴 삼두근이 내측으로 부착된 경우, 비골근의 약화가 있는 경우에도 발생할 수 있어 내반 변형의 원인을 밝히기 위해서 수술 전 비디오 보행 분석 및 근전도 검사 등을 시행하여 이환된 근육의 종류 및 보행 주 기의 어느 기간에 활동도를 보이는 지를 파악하여 이에 따른 적절한 건 이전술을 선택하여야 한다3-5,7). 이때 건의 전체 이전술을 시행할 경우 과교정을 초래할 수 있으므로 가능하 면 부분 이전술을 시행하는 것이 바람직하다고 한다4,5,10). 특히 후 경골근건의 전체 이전술은 아킬레스 건의 연장술과 동시에 시행할 경우 종족 변형의 합병증을 초래할 수 있으 며, 발의 중심에서 외측으로 이전될 경우 외반 변형을 초래 할 수 있어 뇌성 마비 환자의 치료에는 현재 잘 사용되지 않 고 있다4,5). 부분 이전술을 시행할 경우 보행 시 근육의 능 동적 기능을 향상시킬 뿐만 아니라 역동적 슬링(dynamic sling)으로 작용하여 발에 가해지는 비정상적인 힘을 골고 루 분산하여 균형이 이루어지도록 해주는 장점이 있다4,5). 네 번째로 반복적인 아킬레스 건 연장술에 의해서도 종족 변형이 유발될 수 있다5).
Gage는 뇌성 마비 환자의 crouch 보행에 대한 치료 원칙 으로 1) 지렛대 병(lever arm dysfunction)의 교정, 2) 구 축된 근육의 연장, 3) 관절 구축의 치료, 4) 연장된 근육의 단축, 5) 지면 반발형 단하지 보조기(floor reaction AFO) 를 제시하였으나2,6,8), 현재까지의 보고에서 치료가 어려우 며 예후가 불량한 것으로 알려져 있다. 특히 수술적 치료 후 의 합병증으로 발생한 crouch 보행에 대한 이상적인 치료 법은 문헌 상 더욱 찾아보기 힘들다8,9).수술적 치료로서 아 킬레스 건의 단축술, 전 경골근건이나 비골건의 종골 이전 술(transfer of the anterior tibial or peroneal tendons to calcaneus), 남아있는 하퇴 삼두근의 지렛대 길이를 증 가시키기 위한 종골 절골술 등이 시도되었으나 모두 그 결 과가 만족스럽지 않은 것으로 알려져 있지만 이 또한 광범
위하게 인정된 보고는 없다5,10). 보존적 치료로서 슬관절과 고관절의 변형이 교정되었거나 교정될 수 있다면 지면 반발 형 단하지 보조기를 사용해 볼 수도 있다고 하나 이 또한 보 행의 제3 단계 rocker추진력 (third rocker push-off)을 개선시키지는 못한다고 한다5,10). 따라서 현재까지는 이러 한 합병증이 일어나지 않도록 주의를 기울이는 것만이 가장 좋은 치료법이라 하겠다5,10).
본 환자에서 이러한 합병증이 발생한 이유로는 아킬레스 건의 과도한 연장 및 정확한 보행 분석 없이 시행한 부적절 한 건 이전술 때문으로 생각된다. 특히 후 경골근건을 전체 이전함과 동시에 아킬레스 건의 연장술을 실시하여 종족 변 형의 위험성을 증가시켰으며 후 경골근의 이전 위치도 정확 히 발의 중심으로 이전하지 못하여 외반 변형도 좌측이 우 측에 비해 심하게 나타난 것으로 보인다. 현재까지 그 결과 가 입증된 치료 방법은 문헌 상 보고되어 있지 않으나 상 기 치료 원칙에 입각하여 수술적 치료를 시행하면 어느 정 도 변형의 교정과 기능적 향상을 기대할 수 있을 것이라 생각되어 환자와 충분한 상담 후 수술을 계획하였다. 우선 하퇴 삼두근의 지렛대 길이(lever arm)를 연장시키고 후족 부의 외반을 감소시키기 위해 종골의 상내측 전위 절골술 (calcaneal dorsomedial displacement osteotomy)을 시 행한 후 연장된 근육의 단축을 위하여 아킬레스 건의 탐색 술을 실시하였다. 탐색술 소견 상 건은 과도하게 연장된 채 로 전 후방 조직과 심하게 유착되어 움직임이 제한되었으며 비복근의 이러한 고착으로 슬관절의 굴곡 범위가 90도로 제 한되어 있었으며, 이로 인하여 후방의 족지 굴곡근들도 불 용성으로 위축된 것으로 보였다. 유착을 박리하여 슬관절의 굴곡 범위를 정상에 가깝게 증가시킨 후 건의 단축을 시행 후 추가로 건 이전술을 동시에 시행할 지를 고민하였다. 이 전 건으로는 비골건이 좋으리라 생각되었는데 상기 환자의 경우 비골건이 상대적으로 힘이 강하며 외반 변형을 일으키 는 원인으로 생각되므로 비골건을 종골로 이전하면 변형의 원인도 교정하고 하퇴 삼두근의 근력을 보강해 주는 효과도 있을 것으로 생각되었다. 그러나 수술 소견 상 아킬레스건 이 단순히 늘어나 있거나 연결성이 끊어져 있는 것이 아니 고 늘어난 채로 전 후방 조직과 심하게 유착되어 오랜 기간 동안 불용성으로 위축된 것이므로 우선 유착 박리와 건 단 축 만 시행 후 하퇴 삼두근을 강화하기 위한 재활 치료를 시 행하며 장기적으로 경과를 관찰한 후 비골건 이전술 이나 삼중 관절 고정술 등은 추후에 고려하기로 하였다.
1년 추시 결과 수술 전보다 방사선학적, 기능적으로 향상 된 결과를 얻었으며, 환자의 만족도 또한 우수하였다. 현재 까지 단지 뒷꿈치 거상은 불가능한 상태로 이는 아직까지
하퇴 삼두근의 근력이 정상 가까이 회복되지 않았음과 동시 에 과거에 시행한 후 경골근건의 전방 이전술에 의한 영향 으로 생각되며 향후에도 완벽하게 회복될 가능성은 적어 보 인다. 하지만 전반적으로 수술 전에 비해 족관절 및 족지의 굴곡력이 5등급으로 향상되었고 슬관절의 굴곡 범위가 정 상에 가깝게 회복되어 병적 보행이 많이 해소되었으며 수술 전에 불가능하였던 스포츠 활동이 가능하게 된 것으로 보아 이러한 환자에서도 위와 같이 신중하게 계획된 수술은 유용 할 것으로 생각되며 향후 더 많은 증례의 경험과 연구가 필 요할 것으로 사료된다.
REFERENCES
1. Baddar A, Granata K, Damiano DL, Carmines DV, Blanco JS and Abel MF: Ankle and knee coupling in patients with spastic diplegia: effects of gastrocnemius soleus lengthening. J Bone Joint Surg Am, 84: 736-744, 2002.
2. Chung CY: Cerebral palsy. In: Suk SI ed. Orthopaedics. 6th ed. Seoul, Newest medical publishing comp: 365-382, 2006.
3. Chung CY: Cerebral palsy. In: Lee DY, Choi IH, Chung CY ed.
Synopsis of pediatric orthopaedics. 1st ed. Seoul, Newest
medical publishing comp: 307-325, 1996.
4. Delune R: Congenital and acquired neurologic disorders. In:
Coughlin MJ, Mann RA, Saltzmann CL ed. Surgery of foot and ankle. 8th ed. Philadelphia, Mosby & Elsevier Inc: 1761- 1805, 2007.
5. Drvaric DM: Cerebral palsy. In: Myerson MS ed. Foot and ankle disorders. 1st ed. Philadelphia, W.B. Saunders Co:
658-671, 2000.
6. Gage JR: The treatment of gait problems in cerebral palsy, London, Mac Keith press, 2004.
7. Gage JR, Fabian D, Hicks R and Tashman S: Pre- and postoperative gait analysis in patients with spastic diplegia: a preliminary report. J Pediatr Orthop, 4: 715-725, 1984.
8. Gage JR and Novacheck TF: An update on the treatment of gait problems in cerebral palsy. J Pediatr Orthop, 10: 265- 274, 2001.
9. Rodda JM, Graham HK, Nattrass GR, Galea MP, Baker R and Wolfe R: Correction of severe crouch gait in patients with spastic diplegia with use of multilevel orthopaedic surgery. J Bone Joint Surg Am, 88: 2653-2664, 2006.
10. Sawyer JR: Cerebral palsy. In: Canale ST & Beaty JH ed.
Campbell’s operative orthopaedics. 11th ed. Philadelphia, Mosby & Elsevier Inc: 1333-1399, 2008.
