Spine Surgery

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Ossified Meningioma - A Case Report -

Dong Ki Ahn, M.D., Sang Ho Moon, M.D., Song Lee, M.D., Tae Woo Kim, M.D.

Jeehyoung Kim, M.D., Seong Won Hong, M.D. and Dae Geun Kim, M.D.

J Korean Soc Spine Surg 2012 Jun;19(2):72-76.

Originally published online June 30, 2012;

http://dx.doi.org/10.4184/jkss.2012.19.2.72

Korean Society of Spine Surgery

Department of Orthopedic Surgery, Inha University School of Medicine

#7-206, 3rd ST. Sinheung-Dong, Jung-Gu, Incheon, 400-711, Korea Tel: 82-32-890-3044 Fax: 82-32-890-3467

©Copyright 2011 Korean Society of Spine Surgery pISSN 2093-4378 eISSN 2093-4386

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Journal of Korean Society of

Spine Surgery

Ossified Meningioma - A Case Report - 

Dong Ki Ahn, M.D., Sang Ho Moon, M.D., Song Lee, M.D., Tae Woo Kim, M.D.

Jeehyoung Kim, M.D., Seong Won Hong, M.D. and Dae Geun Kim, M.D.

Department of Orthopedic Surgery, Seoul Sacred Heart General Hospital, Seoul, Korea Study Design: A case report

Objectives: To report an extremely rare case of the spinal meningioma containing bone.

Summary of Literature Review: Spinal meningiomas represent 16.6-46.7% of the primary spinal tumors and 1 to 5% of them are calcified. Ossification is an extremely uncommon event that complicates the resection surgery.

Materials and Methods: We experienced a 59-year-old patient who complained of weakness in the lower limbs and gait disturbance.

Spinal cord compressing mass was discovered on a MRI at T6 and there was a vertical plate at the posterior side of the mass. Surgical finding showed complete ossification in the dural attachment site of the mass. Though the tumor mass could be excised with the inner layer of the dura mater en masse, more forceful retraction of the spinal cord was unavoidable than the other soft mass resection.

Results: The preoperative neurological impairment improved after the surgery and she was able to walk well.

Conclusions: Ossification makes a resection difficult and vulnerable to develop neurological deterioration. But if we could suspect such an ossification through an image test, it would be helpful to make a surgical plan to avert a neurologic complication.

Key Words: Meningioma, Ossification, Spinal tumor

Received: August 23, 2011 Revised: February 20, 2012 Accepted: March 5, 2012 Published Online: June 30, 2012

Corresponding author: Sang Ho Moon, M.D.

Department of Orthopedic Surgery, Seoul Sacred Heart General Hospital, 40- 12, Chungryangri-dong, Dongdaemoon-gu, Seoul, 130-011, Korea

TEL: 82-2-968-2394, FAX: 82-2-966-1616 E-mail: [email protected]

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서 론

수막종은 전체 원발성 척추 종양 중 16.6-46.7%의 빈도로 발 생하는 질환으로 여자의 흉추부 척수에 호발한다.¹⁾ 그 중 석회 화는 뇌 수막종에서는 비교적 흔히 발견되지만 척추에서는 상대 적으로 드물어 1-5%에서 발견된다고 한다.^2,3) 더욱이 척추 수막 종에서 골화는 극히 드물며 외국 문헌에서도 소수의 증례만이 보고되어 있고 국내 문헌에서는 아직 보고된 바 없다.

이에 저자들은 제 6 흉추부에 발생한 골성 수막종에서 T2 자 기공명영상에서 골성 부위에 판형의 저음영을 보였고 골성 부위 와 경막과의 유착으로 절제가 어려웠던 증례를 경험하였기에 문 헌 고찰과 함께 보고하고자 한다.

증례 보고

59세의 여자 환자가 1년 전부터 시작된 양측 하지의 근력약 화 와 감각저하를 주소로 내원하였다. 약 2개월 전부터 보행장 애가 증가하여 보행기를 사용하였다. 외상력, 과거력 및 가족력 상 특이사항은 없었고 혈액 검사 및 소변검사에서도 정상 범위 였다. 진찰 소견상 근력약화가 양측 하지에 전반적으로 관찰되 었는데 양측 고관절의 굴곡과 신전, 우측 슬관절의 굴곡과 좌측 슬관절의 굴곡과 신전 및 우측 족관절의 굴곡과 좌측 족관절의

굴곡과 신전은 4등급, 우측 슬관절의 신전과 우측 족관절의 신 전은 3등급이었다. 심부건 반사가 슬개건 반사와 아킬레스건 반 사에서 항진되어 있었고 바빈스키 징후가 양측으로 양성이었다.

제 10 흉추 피부 신경절 이하 원위부의 감각이 저하되어 있었으 나 완전히 소실되지는 않았다. 근력 약화는 우측이, 감각소실은 좌측이 우세하였다. 방사선학적 검사상 단순 흉요추부 사진에서 는 특이한 소견이 발견되지 않았으나 자기공명영상에서 제 6 흉 추부에 국소적이고 넓은 기저부를 가진 경막내 수질외 종괴가 관찰되었다. T1 강조영상에서 균질한 저신호 강도를 보이고 T2

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영 증강시에 고신호 강도를 보이는 약 10mm 정도의 직경을 갖 는 타원형의 종괴가 우측 후방에서 경막내 공간의 90% 이상을 차지하며 척수를 심하게 압박하고 있었다. 특이한 것은 T1과 T2 강조영상 시상 면에서 모두 종괴의 후방 원위부에 꼬리 형태의 수직 판형 구조가 관찰되었고 축상 면에서는 경막과의 후방 부 착부에 경계가 뚜렷한 판형의 음영이 관찰되었다(Fig. 1).

영상 검사 상 경막 후방에 부착부를 갖는 수막종으로 판단하 였으며 경막 부착부의 위치 상 후방 접근 법으로 제거가 용이할 것으로 예측하였다. 제 5 흉추에서 제 7 흉추까지 제 5 흉추와 제 7 흉추는 부분 후궁판 절제술을, 제 6 흉추는 완전 후궁판 절제 술을 시행하였으며 경막외 병변은 없었다. 경막이 노출될 때까 지 추궁판 절제술을 시행하였는데 경막이 경화된 양상을 보였 다. 경막의 외층에 작은 절개를 넣은 후 마이크로포셉과 마이크 로다이섹터를 이용하여 외층을 절개하였는데 일반적인 수막종 의 절개에 비하여 유착이 심하고 안쪽의 딱딱한 구조물로 인하 여 이 과정이 매우 어렵고 시간을 상당히 소요하였다. 외층을 양 쪽 외측으로 견인한 후 경막의 내층을 통하여 딱딱한 골성의 판 모양의 구조물이 시진 및 촉진 상 확인되었고 이는 자기공명영 상에서 보였던 종양의 후방 원위부에 위치하는 판 모양의 구조 물의 위치와 일치하였다. 저자들은 주위 골 조직에서 자라들어 온 것은 아닌지 감별하기 위하여 세심히 관찰하였으나 종양에 붙어 있는 골성 조직은 분명히 경막내 위치하였고 척추관의 골 과는 경막외 공간에 의해 분리되어 있었으므로 이는 주위 골 조 직의 과골화 등의 증식으로 인한 것이 아님을 확인하였고 따라 서 종양에 의한 골 형성이라고 판단하였다. 경막의 내층과 더불 어 골성 구조물과 종양을 en masse 방식으로 절제하였다. 척수 는 종양에 의해 전방으로 상당히 밀려있는 소견을 보였다. 절제 후 경막의 외층은 견고하게 봉합하하고 fibrin glue를 도포하였

다.

절제된 조직의 거시적 소견으로는 길이가 1.0×0.8×0.7cm 가량의 크기를 가진 주위 조직과 잘 구분되며 비교적 단단한 황 적색의 종양이 관찰되었는데 판 모양의 성숙골이 종양의 후방에 위치하였다(Fig. 2). 조직학적 검사 상 수막내피성 및 섬유성 수 막종의 혼합형 양상을 보이며 종양의 일부에서 성숙된 층판골이 형성된 양상을 보이고 악성화 소견은 관찰되지 않아서 골성 수 막종으로 진단하였다(Fig. 3, Fig. 4). 수술 후 신경학적 이상 소견 의 개선이 눈에 띄었는데 근력은 빠른 속도로 회복이 되어 술 후 2주에 우측 족관절 신전을 제외한 하지 근력이 5등급을 보였고 감각의 소실도 회복되었으나 양하지로의 약간의 감각 둔화는 남 아있었다. 심부건 반사는 항진된 채로 퇴원하였으나 술 후 6개 월 째 추시에서 심부건 반사는 정상으로 회복되었고 양하지로의 감각 둔화도 많이 개선되었으며 우측 족관절 신전은 4+로, 보행 능력도 정상으로 회복되었다.

고 찰

척추 수막종은 흔히 발생하는 경막내 척수외 종양으로 흉추 부 척수에서 가장 흔히 발견되고 중년 여성에서 호발하며 양성 종양으로서 서서히 자라고 수술적으로 제거하는 것을 원칙으 로 하지만 10% 이내의 빈도로 재발하는 종양이다.⁴⁾ 골성 수막 종은 전체 수막종의 2-3%에서 발생하지만 주로 뇌에서 발생하 고 척추에서 발생하는 것은 지극히 드물어서 문헌 상 소수의 증 례만이 보고되었고 국내에서는 아직 발표된 적이 없다. 첫 증례 는 1928년 Rogers⁵⁾가 16세 여자환자의 제 9 흉추부에 있는 수 막종을 제거 후 조직검사 상 골 조직이 있는 것을 보고하였고 Freidberg⁶⁾가 1972년 두 번째 증례를 보고한 이후에 소수의 증 례만이 추가로 더 보고될 정도로 매우 드문 형태의 수막종이다.

Fig. 1. Preoperative MRI revealed solid intradural, extramedullary tumor measuring 1cm in diameter located at the level of T6 spinal canal. Ovoid mass was compressing the spinal cord. The lesion showed mixed intensity on the T1-weighted image and hypointensity on the T2-weighted image. On the dis- tal posterior aspect of tumor, there was a plate-shaped lesion like a tail on T1 and T2-weighted images(arrow). The gadolinium-enhanced image showed homogeneous enhancement. (A) T1-weighted sagittal (B) T2-weighted sagittal (C) Enhanced sagittal (D) T2-weighted axial.

수막종 제거 후 경막의 처리 방법으로는 크게 세가지가 있는 데, 종양과 더불어 경막을 완전 제거하고 경막 이식술을 하는 방 법과 종양의 병소내 절제 후 경막 부착부의 잔여 조직에 광범위 한 전기 소작을 시행하는 법 그리고 경막 외층은 절개한 후 종양 과 경막내층을 한번에 제거 후 외층을 봉합하는 방법 등이 있는 데 경막의 결손이 심한 경우 뇌척수액누 혹은 가성수막류가 발 생할 수 있어 가능한 위치에서는 외층을 봉합하는 방법이 가장 효과적이라고 생각한다.⁴⁾ Levy 등⁷⁾은 97례의 척추 수막종 중 4 례에서 석회화가 있었는데 종양 제거술에 어려움이 있었고 이 중 3례에서 하반신 마비가 발생하였다고 보고하였고 Roux 등⁸⁾ 은 이러한 석회화가 있는 척추 수막종은 절제가 어렵고 신경학 적으로 좋은 결과를 기대하기가 어려우니 종양의 전 절제술보다 는 부분 절제술이 더 바람직하고 결과에서도 차이가 없다고 주 장하는 등 여러 문헌에서 석회화나 골화된 수막종의 절제가 척 추에 있어서 매우 어렵다고 기술하고 있다. Freidberg⁶⁾도 흉추 에 발생한 골성 수막종의 제거술에 있어서 골편의 껍질이 경막 에 매우 심하게 유착되어 있고 경막의 복측에 위치하여 제거가 매우 어려웠다고 기술하였는데 저자들의 경우에는 배측에 위치 하여 직접 제거가 가능하였으나 경막과 골편의 박리가 용이하 지 않고 en masse로 제거 시에 척수가 반대 측으로 견인되는 것 을 피할 수 없어 신경손상의 가능성이 우려되었다. 이러한 견해 들을 종합하면 수막종의 예후 인자로서 석회화가 있거나 복측에 위치하는 것이 절제를 어렵게 하는 요소들이라고 판단된다.

저자들은 골성 수막종은 주위 골 조직에서 반응성 골증식이나 골 침투등과의 감별이 중요하다고 생각하였는데 실제로 수술 중 우연히 발견한 종양에 있는 골조직이 거시적으로 완벽한 성숙골 로 보여 주변 골조직으로부터 유래된 것은 아닌지 의심하였다.

그러나 세심한 관찰 후 골성 조직은 분명히 경막내 위치하였고 척추관의 골과는 경막외 공간에 의해 완벽히 분리되어 있었으므 로 이는 주위 골 조직의 과골화등의 증식으로 인한 것이 아님을 확인하였고 따라서 종양에 의한 골 형성이라고 판단하였다.

자기공명영상은 수막종을 진단하는데 있어서 가장 비침습적 이며 정확한 진단 도구로서 종양의 윤곽이나 침윤 양상, 부종 반 응등의 여부로써 양성과 악성 종양을 감별할 수 있다. 척추 수막 종의 신호 강도는 T1이나 T2 강조영상에서 정상 척수와 유사한 강도로 주로 나타나는데 gadolinium 조영제를 정맥주사 후 관 찰하면 정상 척수보다 고신호강도를 보이게 되며 본 증례에서 도 그러한 소견이 관찰된다. 감별해야 할 흔한 경막내 종양으로 서 신경초종이 있는데 T1에서는 유사한 소견을 보이나 T2에서 는 신경초종이 더 고강도 신호로 관찰되며, gadolinium 조영 증 강시에 신경초종이 다양한 양상을 보이는 반면에 수막종은 균질 한 조영증강을 보이는 점등이 감별요소가 된다. 특이한 것은 T1

Fig. 3. Histologic finding showed mixed pattern or intermediate features of meningothelial and fibrous meningiomas. In the lower part of this his- tologic feature, mature lamellar bone formation was shown(H&E, ×40).

Fig. 4. Photomicrograph showing characteristic concentric meningeal whorls(H&E, ×100).

Fig. 2. Intraoperative photography showed well marginated 1.0×0.8×0.7cm-sized yellowish - red soft tissue mass containing plate- shaped mature woven bone(arrow).

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는 판 모양의 병변이 관찰되었고 수술 소견 상 골편이 위치하는 부위와 일치하는 것을 알 수 있었는데 이러한 소견이 자기공명 영상에서 보인다면 골성 수막종을 의심할 수 있는 단서가 되리 라 생각한다. Niijima 등³⁾은 자기공명영상이나 고해상도의 컴퓨 터단층촬영을 통하여 종양의 진단에는 아주 유용한 검사이나 석 회화와 골화는 감별하지 못한다고 하였고 심지어 수술시 거시적 소견으로도 불가능하다고 기술하였다. 따라서 석회화와 골화의 감별은 반드시 조직학적으로 현미경 상 골 조직을 확인하였을 때만 가능하다고 하였는데 본 증례에서는 자기공명영상에서는 골성 조직의 존재를 알지 못하였으나 수술장에서의 거시적 소견 으로는 성숙한 골편을 확인할 수 있었으며 이를 현미경으로 확 인하였는 바, 성숙골이 있는 종양에서는 거시적 소견으로도 석 회화와 골화간의 감별이 가능하다고 생각한다.

수막종의 골화되는 기전에 대한 문헌을 살펴보면 두 가지 기 전이 제시되고 있는데 Kubota 등⁹⁾은 수막종에서 흔히 발견되는 유두체(psammoma body)에 수산화인회석 결정이 침착되는 이 영양성 석회화 과정이 골성 수막종의 기전이라고 주장하는 반면 에 Huang 등¹⁰⁾은 지주막 세포의 화생으로 인해 골조직이 생성 된다고 하였다. 저자들은 골화된 부위와 유두체가 존재하는 부 위와는 완전히 따로 분리되어 있고 유두체에 골모세포나 파골세 포의 존재가 확인되지 않으므로 지주막 세포의 화생이 더 가능 성이 높다고 추측한다.

본 증례의 임상적 의미는 척추에서 골성 수막종의 빈도가 지 극히 드물며 골성 조직의 유착으로 절제술이 매우 어려워진다는 점이고 자기공명영상에서 판 모양의 골성 조직을 의심할 수 있 는 소견이 있어 향후 이러한 소견을 발견한다면 골성 수막종의 가능성을 염두에 두고 절제시에 어려움을 미리 예상하여야 할 것으로 생각한다.

REFERENCES

1. Naderi S, Yilmaz M, Canda T, Acar U. Ossified thoracic spinal meningioma in childhood: a case report and review of the literature. Clin Neurol Neurosurg. 2001;103:247-9.

2. Doita M, Harada T, Nishida K, Marui T, Kurosaka M, Yoshiya S. Recurrent calcified spinal meningioma detected by plain radiograph. Spine (Phila Pa 1976). 2001;26:E249- 52.

3. Niijima K, Huang YP, Malis LI, Sachdev VP. Ossi- fied spinal meningioma en plaque. Spine (Phila Pa 1976).

1993;18:2340-3.

4. Saito T , Arizono T, Maeda T, Terada K, Iwamoto Y. A novel technique for surgical resection of spinal meningioma.

Spine (Phila Pa 1976). 2001;26:1805-8.

5. Rogers L. A spinal meningioma containing bone. J Br Surg.

1928;15:675-7.

6. Freidberg SR. Removal of an ossified ventral thoracic me- ningioma. Case report. J Neurosurg. 1972;37:728-30.

7. Levy WJ Jr, Bay J, Dohn D. Spinal cord meningioma. J Neurosurg. 1982;57:804-12.

8. Roux FX, Nataf F, Pinaudeau M, Borne G, Devaux B, Meder JF. Intraspinal meningiomas: review of 54 cases with discussion of poor prognosis factors and modern therapeu- tic management. Surg Neurol. 1996;46:458-64.

9. Kubota T, Sato K, Yamamoto S, Hirano A. Ultrastructural study of the formation of psammoma bodies in fibroblastic meningioma. J Neurosurg. 1984;60:512-7.

10. Huang TY, Kochi M, Kuratsu J, Ushio Y. Intraspinal os- teogenic meningioma: report of a case. J Formos Med As- soc. 1999;98:218-21.

골성 수막종 - 증례 보고 -

안동기 • 문상호 • 이 송 • 김태우 • 김지형 • 홍성원 • 김대근 서울성심병원 정형외과학교실

연구 계획: 증례 보고

목적: 극히 드문 척추에서의 골화된 수막종을 경험하였기에 보고하고자 한다.

선행문헌의 요약: 척추 수막종은 전체 원발성 척추 종양 중 16.6-46.7%의 빈도로 발생하는 질환으로 그 중 1- 5%에서 석회화가 발견된다. 그러나 골화 는 매우 드문 현상으로 소수의 증례만이 보고되었고, 골화가 있는 수막종은 제거가 어렵다.

대상 및 방법: 저자들은 하지 근력약화와 보행 장애를 호소하는 59세 여자에게서 자기공명영상검사상 제6흉추부에 척수를 압박하는 종괴와 종괴의 후 면에 수직의 판형 저음영을 발견하였다. 수술적 제거 소견 상 종괴의 경막 부착부가 완전한 골화를 이루고 있었다. 경막 외층을 보존하고 경막 내층과 함께 변연 절제가 가능하였으나 제거 시에 척수의 일정 이상의 견인이 불가피하였다.

결과: 수술 후 술전에 있었던 신경학적 이상은 향상되었으며 보행능력도 정상으로 회복되었다.

결론: 골화가 있는 수막종은 그 제거를 어렵게 하고 신경증상의 악화를 초래하는 요소가 되지만 만약 영상 검사의 세밀한 판독으로 이러한 골화를 사전 에 예측할 수 있다면 치료의 계획을 수립하는데 도움이 될 것으로 생각한다.

색인 단어: 수막종, 골화, 척추 종양 약칭 제목: 골성 척추 수막종