ABSTRACT
This case report describes the treatment of a 20-year-old man with hemifacial microsomia, facial asymmetry, and a skeletal Class II malocclusion. The results of clinical and radiographic examination indicated that he had Pruzansky- Kaban Type IIb right hemifacial microsomia with abnormal size, shape and function of temporomandibular joint (TMJ) and ramus. Combined orthodontic treatment using orthodontic mini implant and mandibular surgery with unilateral total TMJ replacement were performed to improve the esthetics of the facial profile and function of the stomatognathic system. Treatment goals such as good facial symmetry within normal limits, functional jaw movement, good occlusion, and a satisfied patient were achieved. Total TMJ replacement with orthognathic surgery for TMJ and jaw reconstruction is a valid option for nongrowing patients with hemifacial microsomia. (Clin J Korean Assoc Orthod 2020;10(2):113- 123)
Key words Hemifacial microsomia, Facial asymmetry, Total TMJ replacement
반안면왜소증 환자의 하악골 수술 및 인공 턱관절 전치환술을 동반한 수술교정 치험례
김선혜, 강경화
원광대학교 치과대학 치과교정학교실
Reconstruction of Nongrowing Hemifacial Microsomia Patient with Unilateral Total Temporomandibular Joint
Replacement and Mandibular Surgery
Seon-Hye Kim, Kyung-Hwa Kang
Department of Orthodontics, School of Dentistry, Wonkwang University, Iksan, Korea
Dr. 강 경 화 Dr. 김 선 혜
Corresponding author: Kyung-Hwa Kang Department of Orthodontics, School of Dentistry, Wonkwang University, 460 Iksan-daero, Iksan 54538, Korea Tel: +82-63-859-2961 E-mail: [email protected] Received: May 7, 2020 / Revised: May 20, 2020 / Accepted: May 20, 2020
서론
반안면왜소증(hemifacial microsomia)은 구순구개 열 다음으로 빈발하는 선천성 악안면기형이며 편측 안 면의 성장 감소를 보이는 질환으로 복합적인 선천성 기 형의 다양한 표현형을 갖는다.1 상·하악골뿐만 아니라 외이나 중이, 두개의 일부, 협부 연조직, 안면신경, 근 육 등 복합적인 부위의 저성장과 이형성을 수반한다. 성 장에 따라 교합평면 경사와 함께 이환측으로 안면 비대 칭의 정도가 점점 심화되는 특징이 있으며 환자에 따라 나타나는 정도의 차이가 있다. 발생 빈도는 Grabb은 3,500명당 1명, Gorlin 등은 5,600명당 1명, Poswillo 는 5,800명당 1명으로 보고하였다.2
이러한 반안면왜소증을 진단함에 있어 일반적이고 공용화된 진단 기준은 없는 상태이고, 분류법 중에는 Pruzansky-Kaban 분류가 임상적으로 널리 사용되 고 있는데, 이는 각 해부학적 구조물의 성장장애 정도 에 따른 분류법이다(Table 1).3 치료를 위한 접근방식은 성장기 환자와 성장이 종료된 환자에 따라 나누어 볼 수 있다.4 성장기 환자의 경우 안면 비대칭이 진행되는 중이므로 관찰을 지속하며 비대칭의 정도는 하악의 변 형 정도와 관련이 있다. 성장 종료 이전 환자에서의 수 술적 접근은 환자의 악골의 성장장애 정도, 중안면의 변형 정도, 연령, 심리사회적 측면을 고려하여야 한다.
이후 계속적인 관찰을 통해 성장기 이후 환자의 경우에 는 악교정 수술을 동반한 교정치료와 저발육된 경조직 및 연조직 재건을 고려할 수 있다. 성인 환자에서 하악 골의 비대칭이 존재하면 그에 따른 수평 및 수직적 치 열 보상 작용이 일어나게 되는데, 최근 교정용 미니 임
플랜트의 사용 범주가 넓어짐에 따라 예전보다 교정치 료로 해결 가능한 탈보상의 범위가 늘어났다.5
이에 본 증례에서는 우측 안면부의 반안면왜소증으 로 인한 안면 비대칭을 갖는 성인 환자에서 미니 임플 랜트를 사용하여 교합평면 경사를 교정적으로 수정 후 하악 편악수술 및 인공 턱관절 전치환술을 시행하여 악골 부조화의 개선 및 저작기능 회복을 도모하였기에 이를 보고하고자 한다.
진단
20세 남자 환자가 ‘얼굴을 바로잡고 싶어요’라는 것을 주소로 본원에 내원하였다. 초진 시 구외 사진에서 우 측 안면 하부의 저발육을 보였고 하악골 저성장으로 인 해 볼록한 측모를 보였다. 상악 교합평면은 좌측이 하 방으로 경사지고 턱끝이 우측으로 편위된 양상의 안모 비대칭이 관찰되었다. 안정위에서 좌측 구각부가 하방 에 위치하는 lip line canting이 관찰되었다. 8세경 우 측 소이증 수술을 받은 병력이 있었고 최대 개구 시 우 측 측두하악관절 부위의 불편감을 호소하였다.
초진 시 구내사진에서 전치부 및 좌측 소구치부 개 방교합이 관찰되었으며 상악 치열의 중심선이 우측으 로 편위되어 있었다. 공간 부족이 상악에서 4 mm, 하 악에서 3 mm인 것으로 계측되었다. 하악의 편위에 의 한 치아치조성 보상에 의해 상악 좌측 대구치는 정출 및 설측 경사되어 있었고 상악 우측 대구치는 협측 경 사되어 있었다. 하악 좌측 대구치는 정출 및 협측 경사 되어 있었고 하악 우측 대구치는 설측 경사되어 있었다 (Figure 1).
Table 1. Pruzansky-Kaban classification
Type I Mandibular morphology is normal but small
Type IIA Mandibular ramus is short but of abnormal size; glenoid cavity in right position and functional Type IIB Glenoid cavity is in an altered position, in inferior, medial, and anterior position
Type III Absence of temporomandibular joint (TMJ)
초진 시 콘빔전산화단층촬영(CBCT) 영상에서 골격 적 정중시상평면에 대해 우측으로 상악 치열 정중선은 2 mm, 하악 치열 정중선은 3 mm, 이부는 19 mm가 량 편위되어 있었다. 상악의 골격적 canting은 1 mm 이내였으며 치성보상으로 인하여 상악 좌측 제1대구치 는 5 mm, 하악 좌측 제1대구치는 3 mm 정출되어 있 었다. 우측 하악지가 좌측에 비해 12 mm 짧았고 우측 하악체는 좌측에 비해 14 mm 짧았다(Figure 2).
측면 두부계측방사선사진에서 전후방적으로는 하악 골 저성장에 의한 골격성 II급 부정교합(ANB: 3.7°, A point-N perpend: 2.7 mm, Pog-N perpend:
-16.3 mm)을 보였으며, 수직적으로는 과발산형의 경 향(FMA: 42.9°, ODI: 55.3°)을 보였다. 파노라마방사선 사진에서 상·하악 좌측 제3대구치를 확인하였고 우측 하악과두의 형성부전과 저발육된 하악와, 하악지 및 하 악체를 관찰할 수 있었다(Figure 3, Table 2).
Figure 1. Pretreatment facial and intraoral photographs.
Figure 2. Pretreatment cone-beam computed tomography (CBCT) image.
Figure 3. Pretreatment radiographs. A, Lateral cephalogram and tracing. B, Panoramic radiograph. C, Frontal view of cone-beam computed tomography (CBCT) image.
A
B
C
위와 같은 문제목록을 통하여 본 환자는 우측에 이 환된 Type IIB 반안면왜소증으로 인한 비대칭을 동반 한 골격성 II급 부정교합으로 진단하였다.
치료계획
치료목표
이 환자에서 치료목표는 (1) 골격성 비대칭 및 골격성 II급 관계의 개선을 통한 심미적인 안모의 형성, (2) 하 악와와 측두하악관절의 해부학적 구조 및 기능 회복, (3) 적절한 교두감합을 이루는 교합관계의 확립, (4) 적 절한 수평 및 수직피개의 형성, (5) 상·하악 치열의 정 중선을 안모 정중선에 일치로 설정하였다.
치료계획
환자가 수술 범위를 최소로 하기를 원하여 하악 편악
수술과 인공 턱관절 전치환술을 통해 안면 비대칭을 해 소하고 우측 측두하악관절 부위를 재건하는 것을 계획 하였다. 상악의 골격적인 경사 정도는 1 mm 이내로 크 지 않아 하악골의 우측 편위에 따른 횡적 치아치조성 보상은 술전 교정치료 과정에서 미니 임플랜트를 이용 하여 해소하기로 하였다. 상악의 교합평면 좌우 경사 정 도가 제1대구치에서 수직적으로 5 mm로 계측되어 상 악 좌측 구치부 3 mm 압하와 우측 구치부 2 mm 정출 을 통해 전치부 노출도를 최대한 유지하기로 하였다.
정출된 상·하악 좌측 제2대구치가 조기 접촉을 일으 켜 수술 교합이 불안정할 것으로 예상되었으며 환자는 배열 기간의 감소를 원하여 술전 교정치료 기간 동안 제 2대구치의 발치 공간을 이용한 공간부족 해소 및 구치 부 교합의 기능적 개선을 계획하였다. 발치 공간으로 상 악 좌측 제3대구치를 근심 이동하고 하악 좌측 제3대구 치가 교합선상으로 맹출하는 것을 기대하기로 하였다.
Table 2. Cephalometric measurements
Measurement Norm Pretreatment Posttreatment
Horizontal skeletal
SNA (°) 82.4 76.1 76.7
SNB (°) 80.4 72.3 72.5
ANB (°) 2.0 3.8 4.2
A point-N perpend (mm) 1.1 2.7 1.5
Pog-N perpend (mm) -0.3 -16.3 -13.0
Wits appraisal (mm) -2.2 -6.2 1.1
Vertical Skeletal
Facial height ratio (P/A) (%) 66.0 51.0 52.0
FMA (°) 22.7 42.9 44.3
ODI (°) 73.3 55.3 54.9
Dental analysis
U1 to FH (°) 116.0 128.3 126.4
U1 to SN (°) 109.0 111.1 112.9
U1 to occlusal plane (°) 58.0 55.9 55.1
L1 to occlusal plane (°) 68.3 78.1 65.2
IMPA (°) 96.5 77.5 76.3
FH to occlusal plane (°) 10.0 14.5 9.5
Soft tissue
Nasolabial angle (°) 85.0 106.2 110.5
E-line (upper lip) (mm) 0.1 1.1 1.1
E-line (lower lip) (mm) 0.1 -1.3 2.4
교합면 경사의 개선을 위해 상악 좌측 협측 및 구개 측 치조골과 하악 우측 협측 치조골에 미니 임플랜트를 식립하여 상악 좌측 치열의 압하와 상악 우측 치열의 정출을 계획하였다. 교합 평면의 치아치조성 경사 개선 이후에 인공 턱관절 전치환술을 동반한 하악 편악 수 술을 시행하기로 하였다.
치료경과 및 결과
상·하악 좌측 제2대구치 발치 후 술전 교정치료를 시 작하였다. 상악에 Roth prescription의 0.022-inch 슬롯의 세라믹 자가결찰 브라켓(Clippy-C, Tomy, Tokyo, Japan)을 부착하고 0.014-inch 나이티놀 (Sentalloy) 와이어를 삽입하여 배열 및 레벨링을 시작 하였다. 치료 초기에 상·하악 좌측 제2대구치 발치 후 상악 좌측 제3대구치의 근심 이동을 개시하였다. 배열 3개월부터 하악에도 브라켓을 부착하였으며 하악 좌측 구치부에 미니 임플랜트를 식립하여 정출된 하악 좌측 제1대구치에 압하력을 가하면서 배열 공간 획득을 위해 후방 견인하였다. 배열 4개월부터 미니 임플랜트를 사
용하여 상악 좌측 구치부 압하와 상악 우측 구치부 정 출을 도모하였으며, 상·하악 우측 구치부에 교차 고무 줄을 사용하여 횡적 보상으로 경사된 치아의 협설 치 축의 직립을 도모하였다. 교합평면 경사를 수정하는 동 안 교합면에 레진을 올려주었다. 치료 시작 9개월째 하 악 좌측 제3대구치가 출은하여 관찰을 지속하였으나 근심 경사가 심한 상태로 맹출하여 이후 수술 교합 형 성을 불안정하게 하는 요인으로 판단되어 발치하였다 (Figure 4).
술전 교정치료 11개월째, 교합면 경사 수정이 계획보 다 적었으나 환자의 개인 사정으로 악교정 수술을 준 비하였다(Figure 5). 초진 시와 수술 전의 콘빔전산화 단층촬영 중첩에서 협측 교두정을 기준으로 치아의 압 하량을 계측하였다. 상악 좌측 제1대구치는 2.2 mm, 하악 좌측 제1대구치는 1.3 mm 압하되었으며, 치아의 정출량을 계측 시 상악 우측 제1대구치는 1.1 mm 정 출되었고, 횡적인 치아치조성 탈보상이 적절히 이루어 진 것이 관찰되었다. Surgical treatment objective (STO)를 작성하고6 모형 수술을 시행한 결과, 하악골 의 비대칭을 개선하기 위해 하악지 양측 시상분할 골
Figure 4. Treatment progress photographs. A, After 4 months. B, After 9 months. C, After 11 months.
A B C
절단술(BSSRO)을 통해 우측 원심 골편을 4 mm advancement, 좌측 원심 골편을 3 mm setback 하 기로 계획하였다. 하악골 재위치 시 수술교합의 안정성 을 위해 우측 하악과두 절제술을 동반하였으며, 인공 턱관절 보철물(Biomet Microfixation, Jacksonvile, FL, USA)을 사용하여 하악와와 하악과두 및 하악지를 재건하였다. 계획한 교합대로 우측 인공 턱관절 전치환 술을 동반한 하악 수술을 시행하였다. 수술 전과 후의 CBCT를 비교해보면, 수술 과정 중 골편을 다듬는 과 정에서 좌측 하악각 및 하악 하연 부위가 삭제된 양상 과 우측 측두하악관절 부위 재건 및 하악 비대칭이 개 선된 것을 볼 수 있다(Figure 6).
수술 이후 골의 안정적인 치유를 유도하기 위해 스플 린트를 1.5개월간 착용하였다(Figure 7). 술후 교정치료 시 상악 치열 정중선 개선 및 잔존하는 교합면 경사 수 정을 지속하였으며 악간 고무줄을 이용하여 교합을 안 정화한 후 마무리하였다. 총 치료 기간은 27개월이었다.
치료 후 구외 사진에서 비대칭적인 안모가 개선되어 심미적인 안모를 얻을 수 있었다. 구내 사진에서 개방교 합이 해소되었으며 적절한 전치부 수직피개와 수평피개 를 달성하였다(Figure 8).
치료 전후의 측면 두부방사선계측사진의 중첩에서
전후방적으로 골격성 II급 관계는 유지되었으나(ANB, from 3.7 to 4.2; Wits appraisal, from -6.2 to 1.1) 적절한 수직피개를 이루었다(Figure 9A). 파노라마방 사선사진에서 양호한 치근 배열을 보였으며, 좌우 하 악지의 길이 차이가 확연히 감소한 것을 확인할 수 있 었다(Figure 9B). 또한, 정면에서의 콘빔전산화단층촬 영 영상에서 비대칭이 해소된 것을 확인할 수 있었다 (Figure 9C).
고찰
반안면왜소증은 상·하악골뿐만 아니라 안면부에 복 합적으로 이환되며 치료계획 수립을 위해서는 경조직 및 연조직의 결여 정도에 대한 정확한 분류가 필요하다.
치료방법은 이 질환의 진단 및 치료 시작 시점에서의 구 강 내 상태와 환자의 발육 상태에 따라 달라질 수 있다.
Kaban 등3은 나이와 골격적 구조에 따른 전반적인 평 가 원칙 및 치료방법을 요약했다(Table 3).
성인 환자의 치료는 보통의 악교정 수술을 따라 술전 교정을 하고 양악 수술을 시행한다. Type I과 IIA의 경 우 Le Fort I 골절단술을 이용하여 상악골의 위치를 바로잡고 그에 맞추어 양측의 하악 골절단술을 시행한
Table 3. The principles of general approach according to age and skeletal type
Skeletal type Deciduous Mixed Permanent
Type I Skin tag removal Functional appliance
Mandibular elongation osteotomy/distraction Creation of posterior openbite
Presurgical orthodontics Bimaxillary surgery
Type IIA Skin tag removal Functional appliance Mandibular distraction
Presurgical orthodontics Bimaxillary surgery Type IIB Skin tag removal Construction of ramus, condyle, glenoid fossa
Creation of posterior openbite
Presurgical orthodontics Bimaxillary surgery
Construction of temporomandibular joint Type III Skin tag removal Level occlusal plane
Construction of ramus, condyle, glenoid fossa Creation of posterior openbite
Level occlusal plane
Presurgical orthodontics Bimaxillary surgery
Construction of temporomandibular joint
Figure 5. Preoperation facial and intraoral photographs.
Figure 6. Preoperation (A) and postoperation (B) cone-beam computed tomography image.
A
B
Figure 7. Postoperation facial and intraoral photographs.
Figure 8. Posttreatment facial and intraoral photographs.
다. 해부학적 구조와 변형 정도에 따라 골절단과 골이 식이 동반될 수도 있다. Type IIB와 III의 경우에는 이 환 부위의 하악지와 과두의 재건이 필요하다.
본 환자의 경우 양악 수술을 통해 상악의 골격적 경
사를 수정할 경우 술후 전치 노출도 감소가 예상되었 다. 또한 양악 수술의 경우 기저골에 대한 치성 보상이 남게 되어 악교정 수술 이후 교합이 불안정할 가능성이 있으며 술후 교정치료 동안 치축을 바로 하기 위한 치 Figure 9. Posttreatment radiographs. A, Lateral cephalogram and tracing. B, Panoramic radiograph. C, Frontal view of cone-beam computed tomography image.
A
B
C
료 시 골격적 부조화가 재발할 수 있다. 그러나 수술 범 위에 대한 환자의 요구와 양호한 상악 전치부 치축 및 심하지 않은 상악의 골격적 canting 정도에 대해 종합 적으로 고려하였을 때 탈보상의 정도가 교정적 치아 이 동의 범위를 심하게 벗어나지 않았으므로 미니 임플랜 트를 사용한 교정치료로 치열을 각 악골에 대해 올바른 위치로 옮긴 후 하악 편악 수술만으로 비대칭을 해소하 는 것이 좀 더 정확하고 안정적일 것이라고 판단하였다.
최근 미니 임플랜트가 절대적 고정원으로 다양하게 사 용되고 있으며, 본 환자의 술전 교정 시 구치부 압하와 정출 등과 같은 적절한 탈보상을 이루는 데 유용하게 쓰였다.7 다만, 치료계획상 하악 좌측 제3대구치의 교합 선상 맹출을 기대하였으나 불가피하게 발거한 점과 상 악 수술을 동반하지 않아 전후방적 악골 관계의 개선이 적은 점은 아쉬움으로 남는다. 하악 좌측 제2대구치 발 거 부위에 대해서는 임플란트 보철치료에 대해 설명한 상태로 현재는 대합치 정출 방지 및 유지 중에 있다.
또한 본 환자의 경우 하악지가 결여되어 있고 과두는 형성 부전되었으나, 관골궁은 존재하고 재건될 과두를 지지하기에 충분한 경우로 판단되어 하악와 및 하악과 두를 재건하고 하악지의 수직 고경을 높이기 위해 인공 턱관절 전치환술을 시행하였다. 턱관절 부위 해부학적 구조물의 재건을 위해 자가 조직을 이용할 수도 있으나 공여 부위가 필요하며, 수여 부위에서 이식조직의 활착 여부 및 활착 시의 다양한 조직 변화 등과 같은 자가 조 직 이식의 단점이 있어 인공 보철물을 사용하여 해부학 적 구조 및 기능의 회복을 도모하였다.8
결론
본 환자는 우측에 이환된 Type IIB 반안면왜소증으 로 인한 비대칭을 동반한 골격성 II급 부정교합 환자로 미니 임플랜트를 이용한 탈보상 후 하악 편악 수술 및
인공 턱관절 전치환술을 시행하여 비대칭 안모를 개선 하고 양호한 교합관계를 얻었다. 이러한 인공 턱관절 전 치환술을 동반한 악교정 수술은 심한 하악과두의 열성 장과 과두 흡수 등과 같은 증례에 대한 새로운 대안으 로써 관련된 증례의 진단 및 치료에 도움이 될 것으로 기대된다.
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