CASE REPORT
위에서 발견된 함몰증식성 폴립 1예 보고 및 문헌고찰
이연호, 주문경, 이범재, 이지애, 김태현, 윤진구, 이정민, 박종재
고려대학교 의과대학 내과학교실
Inverted Hyperplastic Polyp in Stomach: A Case Report and Literature Review
Yeon Ho Lee, Moon Kyung Joo, Beom Jae Lee, Ji-Ae Lee, Taehyun Kim, Jin Gu Yoon, Jung Min Lee, and Jong-Jae Park Department of Internal Medicine, Korea University College of Medicine, Seoul, Korea
An inverted hyperplastic polyp (IHP) found in stomach is rare and characterized by downward growth of hyperplastic mucosal component into the submucosa. Because of such characteristic, IHP can be misdiagnosed as subepithelial tumor or malignant tumor. In fact, adenocarcinoma was reported to have coexisted with gastric IHP in several previous reports. Because only 18 cases on gastric IHP have been reported in English and Korean literature until now, pathogenesis and clinical features of gastric IHP and correlation with adenocarcinoma have not been clearly established. Herein, we report a case of gastric IHP which was initially misdiagnosed as gastrointestinal stromal tumor and resected using endoscopic submucosal dissection.
Literature review of previously published case reports on gastric IHP is also presented. (Korean J Gastroenterol 2016;67:98-102) Key Words: Inverted hyperplastic polyp; Stomach; Endoscopic submucosal dissection
Received October 7, 2015. Revised October 13, 2015. Accepted October 13, 2015.
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Copyright © 2016. Korean Society of Gastroenterology.
교신저자: 박종재, 08308, 서울시 구로구 구로동로 148, 고려대학교구로병원 소화기내과
Correspondence to: Jong-Jae Park, Division of Gastroenterology, Department of Internal Medicine, Korea University Guro Hospital, 148 Gurodong-ro, Guro-gu, Seoul 08308, Korea. Tel: +82-2-2626-1771, Fax: +82-2-2626-1019, E-mail: [email protected]
Financial support: None. Conflict of interest: None.
서 론
함몰증식성 폴립은 위에서 발견되는 양성 폴립으로, 현재 까지 영문으로는 13개1-13의 문헌만이 보고될 정도로 드문 형 태의 폴립이다. 일반적인 증식성 폴립들이 위의 내강 쪽으로 자라는 것과 다르게 증식성 점막성분이 점막하층을 향해 아래 쪽으로 자라는 것이 특징으로, 과거에는 과오종폴립, 과오종 모양함몰용종, 점막하딴곳증, 단독용종모양과오종 등의 이름 으로 불리었으나,1 대장의 함몰증식성 폴립과 유사한 모습을 보이는 점에 근거하여 1993년 Kamata 등2에 의해 함몰증식 성 폴립이라고 기술되었다. 현재까지 영문으로 17예(해외 14 예, 국내 3예)1-13와 국문으로 1예14가 보고될 정도로 드물기 때문에 이 질환의 병인과 임상적 특징들은 명확하지 않다. 함 몰증식성 폴립은 점막하층으로 증식하는 특성으로 인하여 내 시경 및 초음파에서 점막하 종양 또는 악성 종양으로 오인하
는 경우가 많고, 악성 종양과의 동반율은 약 20% 가량으로 보고되었으며 폴립 내에서 악성 종양이 발견된 증례도 보고되 고 있으나 악성화의 병인 역시 명확히 밝혀지지 않았다. 이에 저자들은 위장관기질종양 의심하에 내시경 점막하 박리술을 시행하여 진단된 위의 함몰증식성 폴립의 증례와 함께 현재까 지 영문과 국문으로 보고된 증례들의 임상적 특징들을 고찰하 여 보고하는 바이다.
증 례
41세 남성이 상복부 불편감에 대한 검사를 위하여 2012년 10월 본원을 방문하였다. 환자는 고혈압과 고지혈증 외 다른 병력은 없었고 특별한 가족력은 없었다. 생체 징후는 안정적 이었고 신체 검진에서 특이 소견은 없었으며 실험실 검사에서 도 이상 소견은 없었다. 상부위장관 내시경 검사에서 상부 체
Fig. 1. Pre-procedural findings. (A) An esophagogastroduodenoscopy shows a submucosal mass with central ulceration in high body, great curvature. (B) Endoscopic ultrasonography shows that the lesion is located in the submucosa and has inhomogeneous hypoechogenecity. (C) A computed tomography shows a 1.9 cm sized lesion in high body, posterior wall (arrow).
Fig. 2. Endoscopic submucosal dissection for gastric subepithelial tumor (SET). (A) A large SET is found on the high body, greater curvature side.
(B, C) Mucosal layer in the lower part of the tumor is removed using two-channel endoscopy to expose the base of the tumor. (D) Submucosal dissection is performed using insulated tip knife. (E) After resection of the tumor, grossly no remnant tissue is observed.
부의 대만곡에 중심부 궤양을 동반한 점막하층의 종괴가 확인 되었고(Fig. 1A) 내시경 초음파검사에서 점막하층에서 기원 하는 1.7 cm 크기의 저에코성, 비균질성 종괴가 확인되었으 며(Fig. 1B), 복부 전산화단층촬영에서는 상부 체부 후벽의 1.9 cm 크기의 폴립성 병변 외에는 특이 소견은 보이지 않았 다(Fig. 1C). 내시경 검사시 조직 생검의 현미경 소견으로는
방추상 세포의 증식이 확인되었다. 이에 위장관기질종양의 가 능성을 고려하였고 진단 및 치료의 목적으로 조기 위암 치료 에서와의 동일한 방법으로 내시경 점막하 박리술을 시행하였 다(Fig. 2). 육안적으로 절제된 병변은 2×2 cm 크기를 보였 다. 조직학적으로는 점막하층에서 다수의 낭성 변화를 보이는 위샘의 증식 및 평활근 증식 소견이 관찰되었고(Fig. 3A), 증
Fig. 3. Microscopic findings of resected specimen (H&E). (A) Glandular proliferation with cystic dilatation and smooth muscle proliferation are found in submucosa (×12.5). (B) Submucosal lesion consists of foveola-type columnar epithelium (×100).
식된 위샘은 소와상피세포를 닮은 원주 세포로 이루어져 있었 다(Fig. 3B). 이러한 소견에 근거하여 함몰증식성 폴립으로 진 단하였고 환자는 시술 후 특별한 합병증 없이 퇴원하였다.
고 찰
위의 함몰증식성 폴립은 드문 질환으로, 조직학적으로 낭 성 확장을 일으킨 과도한 점막하층의 샘증식 소견이 특징이 다.3 소와상피, 유문샘, 기저부샘 형태의 상피와 평활근 다발 로 구성되어 있으며 장형 화생, 신경내분비 세포도 드물게 나 타난다. 하향 성장하는 특성으로 인하여 병변은 주로 점막하 층이나 점막근층 내에 위치한다. 저자들이 문헌을 검색한 바 로는 지금까지 영문으로는 17예,1-13 국문으로는 1예14가 보고 되었고, 이번 증례를 포함한 19개의 증례를 고찰하였을 때 (Table 1) 환자들의 평균 연령은 58세(34-85세)였고 남성이 11명(58%), 여성이 8명(42%)이었다. 호소하는 증상으로는, 증 상에 대한 언급이 있던 14예 중 무증상으로 내시경 검사에서 우연히 발견되는 경우가 6예(43%)로 가장 많았고 상복부 불 편감을 호소하는 경우가 5예(36%)였으며, 그 밖에 흑색변이 나 식욕부진 혹은 구토와 복부팽만감 등의 증상을 호소하는 증례가 각각 1예(7%)였다. 병변의 위치로는 체부가 10예 (53%)로 가장 흔하였고, 기저부 5예(26%), 전정부 3예(16%), 그리고 분문부 1예(5%) 순이었다. 크기에 대한 언급이 있는 18예를 분석하였을 때, 평균 크기는 3.1 cm (0.5-11.0 cm)였 고, 이 중 2 cm 이하는 6예(33%), 2 cm 이상이 12예(67%)였 다. 병변의 모양은 Yamada 분류의 I형이 5예, II형이 4예,
III형이 4예, IV형이 4예로 다양하였다. 병변의 절제를 시행한 14예 중 수술 치료와 내시경 치료가 각각 7예에서 시행되었으 며, 2007년 이후의 증례들에서는 주로 내시경 점막하 박리술 이 시행된 것으로 보고되었다.
함몰증식성 폴립과 동반되는 소견들은 위샘암종, 심재성 낭종성 위염, 위축성 위염 등이었고 8예(42%)에서 샘암종이 발견되었다. 샘암종이 함께 발견된 8예 중 6예(75%)에서는 함 몰증식성 폴립과 위샘암종은 분리된 위치에서 발견된 동시성 병변이었고, 2예(25%)에서는 함몰증식성 폴립내에서 샘암종 이 동반되었다.8,11
함몰증식성 폴립의 병인에 대해 이전의 문헌들에서는 선천 적 이상과 후천적 감염에 의한 2가지 가설을 제시하고 있 다.8,11 후자의 경우는 반복적인 점막의 손상과 그 이후 발생하 는 회복의 과정을 통하여 점막의 성분이 점막하층으로 이동한 다는 것이다. 하지만 증례의 희소성으로 인하여 아직 병인은 명확히 정립되지 않은 실정이다.
함몰증식성 폴립과 악성 종양과의 연관성 역시 불분명하다.
함몰증식성 폴립 내에서 위샘암종이 함께 보고된 2예에서8,11 함몰증식성 폴립 내에 과증식성에서 이형성으로의 이행 부위 와 이형성에서 샘암종으로의 이행 부위가 관찰되어 과증식성–
이형성–샘암종으로의 이행을 통해 함몰증식성 폴립에서 악성 종양이 발생할 수 있음을 제시하고 있다.
함몰증식성 폴립은 그 자체로는 양성 병변이지만, 이번의 문헌 고찰에 따르면 19예 중 6예(32%)에서 동시성 샘암종이 발견되었고, 특히 2예(10%)에서는 함몰증식성 폴립 내에 악 성 종양이 존재하였다. 위의 저등급 이형성 샘종에서의 샘암
Table 1. Case Review of Gastric Inverted Hyperplastic Polyp in English and Korean Literature
Author Reported year
Age
(yr) Sex Symptoms Location Grossa Size (cm) Associated findings Treatment
Yamashita et al.1 2002 69 M Melena Body Y-I 1×0.9 AC, GCP Surgery
Yamashita et al.1 2002 58 M Loss of appetite Cardia Y-II 2.6×2.2 - Surgery
Yamashita et al.1 2002 34 F Asymptomatic Body Y-III 3×3 - Surgery
Yamashita et al.1 2002 81 M Vomiting,
abdominal fullness
Fundus Y-I 0.5×0.5 AC, GCP Surgery
Kamata et al.2 1993 79 M NA Body Y-II 2.5×1.5 AC NA
Itoh et al.3 1998 41 F Epigastric discomfort Fundus Y-IV 2.3×1.8×0.9 - EP
Katz et al.4 1982 85 F NA Antrum NA 11×5 NA NA
Katz et al.4 1982 51 F NA Antrum NA 6×4 NA NA
Hanada et al.5 1983 47 F NA Fundus Y-IV 1.3×0.9 NA NA
Carfagna et al.6 1987 66 F NA Fundus Y-IV 1.5×1.5 Atrophic gastritis NA
Aoki et al.7 2004 43 F Asymptomatic Body Y-III 2.8×2.8 - Surgery
Kono et al.8 2007 54 M Asymptomatic Antrum Y-IV 4.5×3.5 AC, transition zone Surgery
Ono et al.9 2007 59 M Asymptomatic Body Y-III NA AC ESD
Odashima et al.10 2008 37 M Asymptomatic Fundus Y-II 2.5×2.5 - ESD
Kim et al.11 2012 40 F Epigastric discomfort Body Y-III 3.5×3.2×1.8 AC, SC, transition zone ESD
Lee et al.12 2013 77 M Asymptomatic Body Y-I 4.5×3×0.5 AC, GCP ESD
Jung et al.13 2015 70 M Epigastric discomfort Body Y-I 1.6×1.5×0.4 - ESD
Choi et al.14 2007 71 M Epigastric discomfort, dyspepsia
Body Y-I 3.5×3.5 AC, GCP Surgery
Present case - 41 M Epigastric discomfort Body Y-II 2×2×1.3 - ESD
NA, not applicable; AC, adenocarcinoma; GCP, gastritis cystica profunda; SC, signet ring cell carcinoma; EP, endoscopic polypectomy; ESD, endoscopic submucosal dissection.
aYamada classification.
종의 발생빈도가 5% 이내인 점을 고려하였을 때15 함몰증식 성 폴립 환자에서 동시성 샘암종이 발견되거나 함몰증식성 폴 립 내에 샘암종이 존재할 가능성이 42%로 높기 때문에 함몰 증식성 폴립을 진단할 때 주의 깊은 내시경 관찰이 필수적이 다. 또한, 이번 증례의 초기 조직 검사에서 위장관기질종양을 의심하였던 것처럼 조직 검사만으로는 정확한 진단이 어렵고 동반된 이형성 또는 샘암종을 발견하지 못할 우려가 있다. 샘 암종이 병변 깊은 곳에 위치하고 있거나 폴립이 큰 경우, 또는 조직검사가 기술적으로 잘 시행되지 않는 경우 등 진단에 충 분한 조직 검체를 얻지 못할 가능성을 고려했을 때, 조직 검사 의 음성 결과만으로 악성 종양을 배제하기는 어려울 것으로 생각된다. 그러므로 함몰증식성 폴립 내에 악성종양의 동반 가능성을 고려하여 병변의 완전 절제와 이를 통한 조직학적인 진단이 이루어져야 하겠다. 내시경 점막하 박리술은 조기 위 암의 치료에 있어 위 절제술에 비교할만한 효율성을 가지면서 도 덜 침습적이고 경제적인 표준 치료 방법으로, 함몰증식성 폴립의 내시경적 절제에서도 응용될 수 있다. 이전 문헌의 고 찰에 의하면, 2 cm 이상의 함몰증식성 폴립에 대하여 내시경 점막하 박리술을 권유하고 있다.10,11,13 또한, 함몰증식성 폴립 환자에서 동시성 악성 종양이 발견될 가능성이 높다는 점을 고려하여 내시경 점막하 박리술을 시행한 후 내시경적 추적 관찰이 반드시 필요할 것으로 생각된다.
요약하면, 함몰증식성 폴립은 임상적으로 평균 발생 연령 은 58세이고 남자에서 호발하며 대부분 무증상이거나 상복부 불편감을 호소한다. 발생 부위는 체부에 가장 호발하고 크기 는 2 cm 이상인 경우가 많다. 또한, 동시성 악성 종양 또는 폴립 내 악성 종양이 동반될 가능성이 42%로 비교적 높아서 충분한 내시경 절제와 조직학적 진단이 필요하다. 향후 이러 한 함몰증식성 폴립의 병인과 악성화의 기전에 대한 더 많은 연구들이 필요하다고 생각된다.
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