대한소화기학회지 2002;40:343-347
서 론
19)방선균(Actinomyces)은 혐기성 비아포형성 그람양성 간 균으로 구강, 위장관 및 여성생식기 점막의 정상균총의 하 나이며 정상 점막은 침범하지 않으나 조직 손상이 있는 경 우에 감염을 유발하여 특징적인 유황과립(sulfur granule)을 나타내는 방선균증(actinomycosis)을 일으킨다. 방선균증은 감염 부위에 따라 경안면부형, 흉부형, 복부-골반형 및 전
접수: 2002년 1월 23일, 승인: 2002년 5월 31일
연락처: 최석렬, 602-715, 부산광역시 서구 동대신동 3가 1번지 동아대학병원 내시경실
Tel: (051) 240-5625, Fax: (051) 240-2087 E-mail: seokca@hanmail.net
신 파급형으로 분류되며 일반적으로 낮은 발생 빈도와 비 특이적 증상으로 진단이 어렵다고 알려져 있다.1,2 충수돌기 염, 천공성 장질환, 복부 수술 후 및 체내 삽입물 등에 의해 발생한다고 알려진 복부-골반 방선균증은 무통성이거나 비 특이적20)증상을 가지는 만성 경과를 보이고 방사선학적 소 견은 복강내 종양성 질환과 유사하여 수술 후에 확진되는 경우가 많다. 또한 자궁내 장치에 의한 복부-골반 방선균증 이 직장을 침범하여 협착을 유발한 경우는 드물게 보고되
Correspondence to: Seok Ryeol Choi, M.D.
Department of Internal Medicine, Dong-A University Hosipital 1 Dongdaesin 3-dong, Seo-gu, Busan 602-715, Korea Tel: +82-51-240-5625, Fax: +82-51-240-2087 E-mail: seokca@hanmail.net
직장을 침범한 골반 방선균증 1예
동아대학교 의과대학 내과학교실
홍기봉·최석렬·박은희·금동주·김광진·지삼룡·이종훈·한상영·신우원
A Case of Pelvic Actinomycosis Invading the Rectum
Ki Bong Hong, M.D., Seok Ryeol Choi, M.D., Eun Hee Park, M.D., Dong Joo Keum, M.D., Kwang Jin Kim, M.D., Sam Ryong Jee, M.D., Jong Hoon Lee, M.D.,
Sang Young Han, M.D., and Woo Won Shin, M.D.
Department of Internal Medicine, Dong A University College of Medicine, Busan, Korea
Actinomycosis is a rare disease with nonspecific clinical and radiologic findings that are similar to those of other inflammatory and neoplastic conditions. Pelvic actinomycosis has variable clinical manifestations, which makes it difficult to diagnose preoperatively. The diagnosis is often based on histologic demonstration of sulfur granules in discharge from the lesion or surgically resected specimen. Colonization of the lower gastrointestinal tract by Actinomyces occurs most frequently in intrauterine device (IUD) users and increases with the indwelling duration of IUD. It is often treated surgically because pelvic actinomycosis associated with the IUD use resembles pelvic malignancy. However, if the diagnosis of actinomycosis can be obtained preoperatively, the antibiotic treatment may lead to complete resolution. We report a case of pelvic actinomycosis invading the rectum in an IUD user, which was diagnosed by colonoscopic biopsy and Papanicolaou smear before operation. The rectal lesion was improved by the postoperative antibiotic treatment.
(Korean J Gastroenterol 2002;40:343-347)
Key Words: Pelvic actinomycosis; Rectal invasion; Intrauterine devices
대한소화기학회지: 제40권 제5호, 2002
고 있다.3 이에 저자 등은 직장을 침범한 골반 방선균증을 수술 전에 진단하고 치료한 1예를 경험하였기에 문헌 고찰 과 함께 보고하는 바이다.
증 례
환자는 40세 여자로 내원 1개월 전부터 시작된 변비와 미약한 간헐적 하복부 통증으로 인근 의원에서 치료받고 있던 중, 갑작스런 심한 하복부 통증을 주소로 본원 응급실 을 통해 입원하였다. 환자는 변비와 배변 후 약간의 항문 출혈 이외에는 특별한 배변 장애를 호소하지 않았다. 5년 전 피임을 위해 자궁내 장치를 한 과거력 이외에는 사회력 및 가족력상 특이 사항은 없었다. 신체검사에서 좌하복부 에 종괴가 촉지되었으며, 체온은 36.3℃였고 다른 활력징후 는 정상이었다. 일반혈액검사상 백혈구 수는 8,900/mm3 었고, 종양표지자는 CEA 1.4 ng/dL, CA-125 13.54 U/mL로 정상이었으나 대변 잠혈반응검사는 양성이었다. 복부 단 순촬영에서 병변 상부의 장관 확장 소견은 없었으며, 복부 전산화단층 촬영에서 직장벽의 비후, 자궁 및 부속기의 심 한 비후 및 미만성 조영증강 소견과 함께 자궁내 장치가 관찰되었으나, 골반내 수분저류나 림프절 종대는 관찰되 지 않았다(Fig. 1). 대장내시경검사에서 돌출되어 있는 종 괴로 인해 직장 내강이 내시경이 겨우 통과될 정도로 좁 아져 있는 소견과 함께 점막 부종, 삼출액 및 심한 유약성 이 관찰되었는데, 이러한 병변은 치상선 상방 약 5 cm에 서부터 15 cm 사이에 위치하고 있었고 그 이상의 상부 장 관에서는 병변을 관찰할 수 없었다(Fig. 2). 대장내시경하 조직검사에서는 방선균증의 특징적 소견인 유황과립이 관 찰되었다(Fig. 3). 환자가 자궁내 장치를 하고 있었기 때문에
Fig. 1. Pelvic CT finding. It shows a poorly marginated and enhanced mass and intrauterine device in the uterus and thickened wall of the rectum.
Fig. 2. Colonoscopic finding. It shows marked luminal narrowing by a rectal mass and yellowish pus-like secretion covering the mucosa.
Fig. 3. Microscopic finding of colonoscopic biopsy specimen. It shows sulfur granules with radiating filaments surrounded by inflammatory cells (H&E stain, ×200).
자궁 및 부속기의 다른 질환을 감별하기 위해 파파니콜로 도 말시험(Papanicolaou smear)을 시행하였고, 이 검사에서도 유황과립이 관찰되어 수술 전에 방선균증을 진단할 수 있었다(Fig. 4). 환자는 입원 4일째 산부인과로 전과되어 복강내 유착 박리술과 자궁 및 좌측 자궁 부속기 절제술을 시행하였다. 수술 중 시행한 동결절편 조직검사에서도 유 황과립을 확인할 수 있었다. 환자는 수술 후 매일 2,000만 단위의 정주용 benzathine penicillin G를 4주간 투여받은 후 경구용 ampicillin 3.0 g/일(3회 분복) 처방받고 퇴원하였다.
퇴원 후 4주째 시행한 대장내시경상 직장 병변 소견은 호 전을 보였으며(Fig. 5), 현재 환자는 특별한 증상 호소 없이 외래 추적관찰 중이다.
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홍기봉 외 8인. 직장을 침범한 골반 방선균증 1예
Fig. 4. Microscopic finding of Papanicolaou smear. It shows sulfur granules surrounded by inflammatory cells (Papanicolaou stain,
×200).
Fig. 5. Colonoscopic finding after antibiotic treatment for 4 weeks.
It shows multiple shallow ulcerations with erythematous and friable mucosa. However, luminal narrowing is improved.
고 찰
방선균증은 다발성 화농성 농양 및 누공이 형성되고 섬 유성 육아조직의 증식이 나타나며 농이나 조직에서 특징 적인 유황과립이 관찰되는 만성 진행성의 감염질환이다.4-6 방선균 중 사람에서 감염을 일으키는 가장 흔한 원인균은 Actinomyces israelii이며, 구강, 인후두, 위장관 및 여성생식 기 점막에 정상균총으로 존재하고 정상적인 상태에서는 점막을 침범하지 않으나 손상된 조직에서 기회감염을 일 으킨다.2
대개의 경우 림프관 전이나 혈행성 전이는 드물고 인 접 장기로 직접 전파되어 진행되는 특징을 가지고 있 다.4,6그러므로 방선균증은 정착 부위와 인접한 경안면부, 흉부, 복부에 호발하여 대개 경안면부형 38-58%, 복부-골 반형 20-25%, 흉부형 15% 정도를 차지한다고 하며, 드물게 골조직, 중추신경계도 침범한다고 한다.1,2
외국의 보고를 보면 방선균증의 발생 빈도는 지역, 기후, 사회적 배경에 따른 차이가 없고 성별에 따른 차이도 크지 않으나 남성에서 더 발견되며 청소년기와 장년기의 연령층 에서 호발된다고 하였다.6,7그러나 복부 방선균증을 분석한 국내의 한 보고에서는 평균 연령 40.3세로 30-40대에서 호 발하고, 성별 분포는 남녀 비가 1:2.1로 여성에서 더 호발하 는 것으로 나타났으며 그 이유는 자궁내 장치와 관련된 증 례가 많았기 때문이라고 하였다.8
복부-골반 방선균증은 과거에는 급성 충수돌기염이나 대 장 수술로 장관내 세균이 골반강을 침입하는 것을 주된 병 인으로 생각하였으나 최근 여성의 복부-골반강에 생기는 방선균증은 대부분 자궁내 장치와 관련된 감염으로 보고되 고 있다.9-11 이 기구에 의한 원인균의 상행으로 질과 나팔 관을 통해 난소 및 골반강에 방선균증이 유발된다고 한
다.11-13 또한, 파파니콜로 도말시험시 방선균 양성인 자궁내
장치 사용 여성에서 구강 정상균총의 하나인 Entamoeba gingivalis가 함께 관찰되어 구강-생식기 전염이 방선균 감 염의 요인이 될 수 있다고 하였다.14
복부-골반 방선균증의 진단은 방선균증 자체가 드문 질 환인데다 증상이 비특이적이고 방사선학적 검사에서도 종 양성 질환 또는 다른 농양성 질환과의 감별이 쉽지 않아 대 부분 수술 후 조직검사에서 확진되며 수술 전 진단율은 10% 미만으로 보고되고 있다.1,7
복부-골반 방선균증의 임상 소견은 변비, 복통, 체중 감 소, 오한, 발열, 백혈구 증가, 복부 종괴 등으로 다양하여 수 개월 내지 수년 동안 정확한 진단을 받지 못하고 지내는 경 우가 많다.15 본 증례도 내원 당시 복부 종괴, 복통 및 변비 등의 소견을 보였으나 체온과 백혈구 수는 정상에 가까워 감염성 질환보다는 악성 질환을 의심하였던 경우이다.
복부 방선균증의 전산화단층촬영 소견을 분석한 한 보고 에서, 복부 방선균증의 방사선학적 검사 소견이 종양 또는 다른 염증성 질환의 그것과 중복되는 점이 많아 진단은 어 려우나, 수술 전 병변의 해부학적 위치 및 침범 정도를 결 정하고 치료의 효율성을 평가하는 데 전산화단층촬영이 유 용한 것으로 보고하였고,16 다른 보고에서도 복부 전산화단 층촬영이 다른 방사선학적 검사보다 유용하다고 보고하였 다.15 대체로 골반 방선균증의 전산화단층촬영 소견은 경계 가 불분명하고 불균질한 골반 종괴나 조영증강된 두꺼운 벽을 가진 다방성 수분저류로 나타나며 수신증, 수뇨관증, 345
The Korean Journal of Gastroenterology: Vol. 40, No. 5, 2002
직결장벽의 비후와 전치도 흔히 관찰된다고 하였다. 장관 방선균증의 경우에는 충수를 포함한 회맹부가 가장 흔히 침범되며 주변부의 침습과 복막 비후 소견이 나타난다고 하였다. 대망 방선균증에서는 횡행결장, 소장, 복벽을 흔히 침범하고 전산화단층촬영 소견상 대망 내의 불균질하게 조 영증강된, 경계가 불분명한 침습적 종괴와 인접한 장관의 비후가 나타나는 등, 방선균증의 침범 부위와 염증 진행 정 도에 따라 다양한 소견을 보인다고 하였다.17 본 증례의 경 우, 전산화단층촬영에서 종괴의 소견은 나타났으나 농양성 소견은 관찰되지 않아 종양성 질환을 배제할 수 없었으며, 병리학적 방법으로 진단한 후 병변의 위치 및 침범 정도를 평가하여 치료 방침을 결정하는 데는 유용하였다.
한 보고에서 자궁내 장치와 연관돤 방선균증은 약 80%
에서 우측 자궁 부속기에 호발하고 무증상의 세균집락을 이루거나 농양을 형성하여 고열, 골반통 및 종괴를 보이는 경우가 있는데 파파니콜로 도말시험으로 진단되는 경우는 1.6-5.3%밖에 되지 않는다고 하였다.18 그러나 최근 자궁내 장치 사용 여성의 파파니콜로 도말시험상 방선균 검출 빈 도를 조사한 보고에 따르면 평균 균 검출률은 11.4%로 나 타났고, 착용 기간이 길수록 증가한다고 한다.19 또 다른 보 고에서는 파파니콜로 도말시험에서 0-30%로 균 검출률이 다양하였고 평균 7%로 보고하였다.20 방선균이 여성 생식 기 정상균총의 하나이기 때문에 자궁내 장치 사용 여성에 서 파파니콜로 도말시험시 우연히 발견되는 방선균의 병원 성에 대해서는 논란이 있다. 그러나 방선균증은 수술 전 진 단이 어려우므로, 자궁내 장치를 사용한 환자에서 골반 종 괴 및 복통이 있을 때 파파니콜로 도말시험의 시행은 방선 균증 진단에 도움을 줄 수 있다고 하며, 또한 매년 선별검 사로 파파니콜로 도말시험을 시행하고 자궁내 장치를 일정 기간마다 교체하는 것이 방선균증 예방을 위해 바람직하다 고 하였다.6
본 증례의 경우에는 대장내시경에서 종괴로 인한 직장 협착 소견을 관찰하고 시행한 조직검사와 파파니콜로 도말 시험 모두에서 유황과립을 발견하여 수술 전에 진단이 가 능하였으며, 수술 중 자궁 종괴의 동결절편 조직 소견에서 도 유황과립을 발견하여 확진을 할 수 있었다. 방선균증의 최종 진단은 혐기성 배양 및 동정에 의해 얻어지나 검출율 이 낮아 임상에서 잘 이용되지 않고 있으며, 대부분 조직검 사나 농에서 유황과립과 함께 그람양성 간균이 발견되면 진단을 내릴 수 있다고 한다.7,10
복부-골반 방선균증 치료의 문제점은 진단이 지연되어 조직 손상과 유착으로 수술이 어렵고 술후 합병증이 많이 발생한다는 것이다. 방선균증의 치료는 수술요법과 항생 제의 사용이 병행되고 있다. 수술은 대개 자궁 및 양측 난 소 난관 적출술을 우선 시행하며, 주변 장기의 조직 손상
과 유착 정도에 따라 추가 수술이 필요한 경우도 있다.6 그러므로 수술 전 항생제치료를 먼저 시행하면, 불필요한 수술을 줄이거나 수술을 용이하게 하여 술후 합병증을 줄 일 수 있을 것으로 생각된다. 항생제는 penicillin을 기본으 로 하며 penicillin에 부작용이 있는 경우는 tetracycline, erythromycin, clindamycin 등을 투여하고, 혼합 감염이 있 는 경우는 cephalosporin, aminoglycoside, ciprofloxacine, metronidazole 등을 투여하는 것이 바람직하다. penicillin을 사용한 약물요법은 매일 penicillin G 1,800만 단위로 4주간 주사한 후 6개월에서 12개월간의 경구용 penicillin 투여가 권장된다.20
저자들은 대장내시경하 조직검사와 파파니콜로 도말시 험으로 수술 전에 방선균증을 진단한 후 수술과 항생제요 법으로 치료하여 직장 병변과 임상증상의 호전을 보인 방 선균증을 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
색인단어: 골반 방선균증, 직장 침범, 자궁내 장치
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