양측 외전신경마비로 발현한 세균성 해면성정맥혈전염 1예 전승호

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양측 외전신경마비로 발현한 세균성 해면성정맥혈전염 1예

전승호¹, 신병수^1,3, 서만욱^1,3, 황승배^2,3, 오선영^1,3

전북대학교 의과대학 신경과학교실¹, 전북대학교 의과대학 영상의학교실², 전북대학교병원 의생명연구원³

A Case of Septic Cavernous Sinus Thrombophlebitis Presenting with Bilateral Abducens Nerve Palsy

Seung-Ho Jeon, MD¹, Byoung-Soo Shin, MD^1,3, Man-Wook Seo, MD^1,3, Seung-Bae Hwang, MD^2,3, Sun-Young Oh, MD^1,3

1Department of Neurology, Chonbuk National University Medical School and Hospital, Jeonju; ²Department of Radiology, Chonbuk National University Medical School and Hospital, Jeonju; ³Biomedical Research Institute, Chonbuk National University, Jeonju, Korea

We report a 43-year-old man who presented with bilateral horizontal diplopia due to bilateral CN 6th palsy, and fever, erythema multiforme in the lower extremity. Brain MRI and CSF study suggested a bacterial meningoencephaitis, and chest radiography re- vealed bilateral multiple pulmonary nodules. Blood culture was positive for Streptococcus constellatus. Septic cavernous sinus thrombosis associated with multiple pulmonary septic emboli was diagnosed. After intravenous antimicrobial therapy and anticoagulation, he was recovered completely without ocular sequelae.

Keywords: Cavernous sinus thrombophlebitis; Meningoencephalitis; Streptococcus infection

해면동 정맥혈전염은 해면정맥동에 발생한 혈전염으로 뇌수막염, 뇌농양, 뇌경색, 뇌하수체 기능부전 등의 다양한 합병증을 야기시킬 수 있는 드물지만 치명적인 질환이다.¹ 환자는 발열과 안면통증, 안구 통, 충혈이 동반된 안와부종, 그리고 3번, 4번, 5번 및 6번 뇌신경 장애 를 보일 수 있으며, 전신감염이 동반되면 특징적인 피부병변을 보이기 도 한다. 안증상이 주증상으로 간혹 의료진의 인식 부족으로 인하여 국소 안질환으로 오진되기도 한다. 황색포도상구균이 가장 흔한 원 인균이나 다른 그람 양성균과 혐기성균 등도 원인이 될 수 있다.² 저자 들은 최근 면역기능의 이상 없이 이전에 건강했던 성인에서 발열, 두 통 및 복시를 주소로 내원하여 사슬알균에 의한 해면동 정맥혈전염 을 진단한 환자를 경험하여 보고하고자 한다.

증 례

43세 남자가 내원 1개월 전부터 오른쪽 두정엽과 후두엽에 조이는 듯한 두통과 근육통 및 발열이 있었으며 내원 1주일 전부터 수평 복시 가 발생하여 응급실에 내원하였다. 환자는 중국에서 사업을 하며 평 소 건강하였으며 약물, 외상 및 질병에 대한 기왕력이 없었다.

내원 당시 활력지수는 혈압 126/72 mmHg, 맥박 77회/분, 호흡수 18 회/분, 체온 37.9°C였다. 이학적검사에서 의식은 명료하였고, 양 하지 에 다발성 다형홍반이 관찰되었으며 뇌막자극징후가 관찰되었다. 시 력은 정상이었으며, 대광반사 및 안저검사에서 이상 소견은 없었으나 안구 운동시 안구통과 양안의 외전마비가 관찰되었다(Fig. 1C). 말초 혈액검사 결과 백혈구(16.58×10³/μL, 중성구 92.10%, 림프구 5.20%)가 증가되었으며, 적혈구침강속도가 111 mm/h로 연장되어 있었다. C-반

Correspondence to: Sun-Young Oh, MD

Department of Neurology, Chonbuk National University Hospital, 20 Geonji-ro, Deokjin-gu, Jeonju 54907, Korea Tel: +82-63-250-1896, Fax: +82-63-251-9363, E-mail: [email protected]

Received: Oct. 23, 2017 / Accepted: Dec. 5, 2017

CASE REPORT

ISSN: 2234-0971 대한안신경의학회지: 제8권 제1호

Clin Neuroophthalmol 8(1):6-8, June 2018

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양측 외전신경마비로 발현한 세균성 해면성정맥혈전염 1예 • ^{전승호 외}

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응단백질은 139.53 mg/L, AST 87 IU/L, AST 280 IU/L, 프로칼시토닌 0.64 ng/mL로 상승되어 있었다. 이외 VDRL과 결핵균에 대한 중합효 소연쇄반응검사, 요검사, 신장기능검사는 모두 정상이었다. 혈액배양 검사에서 Streptococcus constellatus가 동정되었다.

랑카스터 복시검사에서 양측 외전신경마비를 보였으며, 뇌자기공 명영상에서 양측 해면정맥동의 비후성 증대와 T2 강조영상에서 비균 질적 조영증강이 관찰되었으며, 상부 눈정맥의 비균질적 조영증강이 관찰되어 혈전증을 동반한 양측 해면정맥동의 혈전정맥염이 확인되 었다(Fig. 1A). 뇌척수액검사에서 뇌척수액압 400 mmH²O, 색깔은 옅

은 황색이었고 중성구 위주의 백혈구 증가(1,900 /mm³, 중성구 80%), 뇌척수액/혈청 포도당 비율 0.19이었다. 그람염색과 항산성 세균 도말 검사, 묵즙표본(India ink preparation)은 모두 음성이었다. 흉부단순 촬영에서 양측 폐실질의 다발성 폐렴이 의심되어 추가적으로 흉부컴 퓨터단층촬영을 시행하였으며 양측 폐실질의 세균성 색전증이 확인 되었다. 경흉벽심초음파 결과 심내막염 등의 소견 보이지 않았다.

환자는 세균성 폐렴과 세균성 뇌수막염이 동반된 해면동 정맥혈전 염으로 진단하고 만니톨 정주로 뇌압조절 및 세균성 폐렴과 수막뇌염 에 대하여 항생제 (Ceftriaxone 2 g q12 h, Vancomycin 1.5 g q12 h, Met- Fig. 1. Brain MRI and 9-gaze photography findings. At the first day of admission, T1 weighted with contrast brain MRI shows enlarged cavernous sinus (A-1), both pe- trosal sinus (A-2, A-3. A-4) and superior ophthalmic veins (A-5) with multiple contrast filling defect that indicating thrombosis. Oculomotor examination revealed limi- tation of abduction of both eyes during lateral gaze (B). After 2 months of symptom onset, contrast enhanced T1-weighted brain MRI showed decreased heteroge- neous enhancement and filling defect (C), and oculomotor test revealed near normal EOM (D). MRI, magnetic resonance imaging; EOM, extra-ocular movement.

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B

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D A5

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Jeon SH, et al. • A Case of Septic Cavernous Sinus Thrombophlebitis Presenting with Bilateral Abducens Nerve Palsy

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ronidazole 500 mg q8 h)와 스테로이드(덱사메타손 5 mg q8 h 10 days), 해면동 정맥 혈전증에 대한 항응고제(SC LWMH q12 h 4 days 후 war- farin)를 투약하였다. 치료 3일 후부터 증상이 호전되기 시작하여 2주 후 랑카스터 검사상 양측 외전신경마비가 감소되었고 뇌자기공명검 사상 혈전정맥염의 크기가 크게 감소하여 와파린 투약 유지하며 퇴원 하였다.

고 찰

해면동 정맥혈전염(Cavernous Sinus Thrombophlebitis)은 해면정맥 동에 발생한 혈전정맥염으로 드문 질환이나 적절한 항생제를 사용하 지 않으면 높은 치사율을 보이는 질환이다.² 해부학적으로 접형동 (Sphenoid sinus)과 사골동(ethmoid sinus)이 해면정맥동의 근위부에 있으며 판장골(diploic bone)과 정맥교통이 있어 눈정맥을 통한 직접 적인 감염 전파가 2차적인 혈전정맥염을 일으키는 원인으로 작용한 다. 상기도 감염이 있는 경우 날개근정맥얼기(pterygoid plexus)로부터 눈정맥을 통한 감염성 혈전(infected thrombus)의 또 다른 원인으로 작용한다.^1-3

해면동 정맥혈전염 초기에서는 컴퓨터단층촬영 또는 자기공명영 상을 통한 병변의 발견은 직접 전파 또는 패혈성 색전의 파종이 어렵 다고 알려져 있다. 하지만 당뇨, 악성종양, 면역 억제 등의 위험요소가 있는 환자에서 발열, 안구통, 해면정맥동 주변 뇌신경장애 등의 임상 증상을 보이면 해면동 정맥혈전염을 의심해보아야 한다.⁴ 고해상도 조 영증강 컴퓨터단층촬영이 상부 눈정맥의 확장을 신속하게 확인할 수 있어 초기 검사로 선호되지만 민감도가 낮아 일부 환자에 있어 정상 으로 보고되기도 한다.^2,5 고해상도 자기공명영상은 해면동 정맥혈전 염에 있어 혈전 생성의 모든 단계를 평가할 수 있는 중요한 검사이다.⁶ 자기공명영상에서 사용되는 가돌리늄 킬레이트된 조영제가 부작용 이 적고, 뼈로 둘러싸인 터키안장 근처의 병변 확인이 용이하다. 관상 면과 시상면 영상을 쉽게 얻을 수 있으며 내경동맥의 이상도 함께 확 인할 수 있어 컴퓨터단층촬영보다 선호된다.¹

황색포도상구균이 해면동 정맥혈전염의 가장 흔한 원인균(70%)으 로 알려져 있으나 사슬알균(20%), 곰팡이, 장내세균, 폐렴연쇄상구균, 혐기성균 등의 다양한 종류의 복합 감염이 발견되기도 한다.² 환자의 연령은 원인균의 종류와 수에 영향을 미치지 않지만, 고령인 경우 호 기성과 혐기성 균의 다균성 감염이 흔하게 발견된다. 따라서 초기 경 험적 치료는 호기성과 혐기성 균에 대한 광범위항생제가 요구된다.^2,7

해면동 정맥혈전염에 대한 항응고치료가 해면정맥동에서 뇌정맥과 경막정맥동(dural venous sinus)으로 혈전이 전파되는 것을 막아서 치 사율을 낮춘다는 보고가 있다.² 항생제 단독 치료한 환자보다 항응고 제를 조기 병합 투약한 환자에서 사망률이 감소하였다는 보고도 있 다.⁸ 하지만 해면동 정맥혈전염에 대한 항응고제의 역할은 아직 정립 되어있지 않다. 스테로이드 투약 시 이차적인 염증의 감소로 인한 뇌 신경 기능의 향상이 있었다는 보고가 있으나 이에 대해서도 연구자 간 이견이 있다.⁹ 증례의 환자는 세균성 뇌수막염이 동반된 해면동 정 맥혈전증으로 항생제 투약과 함께 스테로이드와 항응고제의 조기 병 합요법을 시행하였다.

본 증례의 환자는 Streptococcus constellatus 감염으로 인한 폐렴이 있었으며, 혈행성 전파를 통하여 해면동 정맥혈전염이 발생하였을 것 으로 생각된다. 해면동 정맥혈전염은 드물지만 이에 대한 신속한 진단 과 치료가 환자의 예후에 절대적인 영향을 미치므로 임상의는 안구 증상을 보이는 환자에서 해면동 정맥혈전염의 가능성을 염두에 두어 야 하겠다.

REFERENCES

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