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J Rhinol 18(2), 2011 www.ksrhino.or.kr
비강내 발생한 거대 임신성 화농성 육아종의 증례
인하대학교 의학전문대학원 이비인후-두경부외과학교실
김규진
·
김태연·
김영효·
장태영A Case of Giant Nasal Lobular Capillary Hemangioma During Pregnancy
Kyu-Jin Kim, MD, Tae-Youn Kim, MD, Young Hyo Kim, MD, PhD and Tae Young Jang, MD, PhD
Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Inha University School of Medicine, Incheon, Korea ABSTRACT
Lobular capillary hemangioma occurs as a mass in the oral or nasal cavity in approximately 5% of pregnant women, although its occurrence in the nasal cavity is very rare. A pregnant woman in her 39th gestational week visited our clinic suffering from nasal obstruction and frequent epistaxis. Clinical examination and computed tomography of the nasal cavity revealed a soft tis- sue mass arising from the caudal aspect of the nasal septum. The mass still existed after she gave birth, and surgical resection was performed.
KEY WORDS ： Pyogenic granulomaㆍLobular capillary hemangioma.
서 론
소엽성 모세관 혈관종(lobular capillary hemangioma)은 급속하게 성장하며 쉽게 출혈하는 경향을 가진 양성 종양으 로 대부분 피부와 구강 점막에 잘 발달하며 비강내 발생은 적 다.
1)이 종양의 발생 원인은 아직까지 분명치 않으나, 외상설 과 호르몬설이 아직까지 가장 널리 받아들여지고 있다.
2)특 히 임신과 관련하여 발생한 경우 임신성 화농성 육아종(pyo- genic granuloma gravidarum)으로 불리우며 호르몬의 변화 로 발생하고 출산 후 자연적으로 소실되거나 줄어드는 경향 이 있어 수술적 처치는 출산 후로 연기하는 것이 바람직하다 고 알려져 있다. 하지만 출산 후에도 자연 소실되지 않는 경우 술전 동맥 색전술을 시행한 뒤 완전 제거하여 출혈과 재발의 가능성을 낮추고 종양을 치유할 수 있다.
3)이에 저자들은 임신 중 발생한 소엽성 모세관 혈관종의 치 료에 있어 호르몬의 변화를 살펴보고 출산 후 잔존 종양에 대
해 술전 동맥 색전술 후 비강 내 완전 절제를 시행한 예를 소 개하고자 한다.
증 례
30세의 39주 임신부가 우측 비출혈과 코막힘을 주소로 내 원하였다. 환자는 간헐적인 우측 비출혈과 코막힘이 임신 24 주부터 시작되었으며, 특이병력 및 외상의 과거력은 없었으 며 가족력도 없었다. 이학적 검사상 종양은 우측비강을 완전 히 막으면서 비강 밖으로 약 5 mm 정도 돌출되어 있는 홍색 의 종괴로 분엽이 되어 있어 살짝 건드리기만 해도 출혈이 되 는 양상을 보였다. 좌측 비강 내에는 특이 소견이 없었다. 부 비동 컴퓨터단층영상촬영 결과 우측 비중격의 미측 부분에 서 기인하는 2.0×1.5 cm 종괴가 관찰되었으며, 동맥 조영시 동시에 증가하는 음영을 보여주고 있었다. 우선 전기소작기 로 지혈을 시행하였으며 더 이상의 출혈이 없음을 확인한 후 추적관찰을 시행하였다.
출산 직후 종양의 크기가 출산 전에 비해 현저하게 감소 하였으며 내시경으로 관찰하면서 비강내 사진을 촬영하였고 (Fig. 1) 에스트로젠과 프로게스테론의 호르몬 변화를 확인 하였다(Table 1). 출산 6주까지는 종양의 크기가 감소하였으 나 이후에는 변화가 미미하였다.
This study was supported by INHA University Research Grant.
논문접수일：2011년 1월 26일 / 심사완료일：2011년 4월 8일 교신저자：장태영, 400-711 인천광역시 중구 신흥동3가 인하대학교 의학전문대학원 이비인후-두경부외과학교실 전 화：(032) 890-3471·전 송：(032) 890-3580 E-mail：[email protected]
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김규진 등 : 비강내 거대 임신성 화농성 육아종
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출산 후 8주가 경과하였음에도 잔존 종양이 존재하여 술전 선택적 접형구개동맥 색전술을 시행하였고(Fig. 2), 2일 후 전 신 마취하 경비접근법을 통하여 종괴를 완전 적출하였다(Fig.
3). 종양의 줄기(stalk)는 우측 비중격에 고정되어 있었고 다 른 비강 내 조직과의 유착은 없었으며 비중격 점막과 연골막 을 종양과 함께 완전 절제하였다. 종물의 크기는 1.5×1.1×
0.7 cm였으며 비중격과 연결된 부분을 제외하고는 전체적 으로 붉고 쉽게 출혈하는 연조직으로 둘러 싸여 있었다. 조 직검사상 특징적으로 분엽된 다수의 혈관세포를 볼 수 있었 으며 큰 혈관을 주위로 여러 개의 작은 혈관들이 발달되어 있 는 것을 볼 수 있었다. 유사분열이 증가해 있었으며, 간질의 부종이 염증세포의 침윤과 함께 관찰되었다(Fig. 4). 에스트
로젠 및 프로게스테론 수용체 특수염색을 시행하였으나 수 용체는 발견되지 않았다(Fig. 5).
환자는 수술 후 1일째 별다른 합병증 없이 퇴원하였으며 이후 3개월까지 재발 소견 없이 외래 추적관찰 중이다.
고 찰
소엽성 모세관 혈관종은 양성 혈관증식성 종양으로서 피부 와 점막에서 발생하며 과거에는 화농성 육아종이라고도 불 렸다.
4)소엽성 모세관 혈관종은 1897년에 Poncet 과 Dor에 의해 처음으로 인간 포도상구균감염증(human botryomy- cosis)이라고 보고되었으며, 1904년 Hartzell에 의해 화농성 육아종(pyogenic granuloma)이라는 표현이 처음 발표 되었 고, 첫번째 증례보고는 1940년 Frank에 의해 발표되었다. 소 엽성 모세관 혈관종은 모든 연령에서 발생될 수 있으나, 30
Table 1. The post partum change of estrogen and progesterone Estrogen
(pg/mL) Progesterone (ng/mL) First visit
(Postpartum 2
ndweeks) 187.0 0.380 Second visit
(Postpartum 4
thweek) 136.0 1.480
Third visit
(Postpartum 6
thweek) 334.0 0.410
Fig. 1. Endoscopic view of right nasal cavity mass originated from nasal septum.
Fig. 4. Hematoxylin and eosin stain (original magnification, ×100) of the lesion showing stromal edema and thin-walled ectatic blood vessels in a lobular arrangement.
Fig. 5. Neither estrogen nor progesterone receptors were found in special staining. A : Special staining for estrogen receptors. B : Special staining for progesterone receptors.
Fig. 3. After complete excision of intralobular mass. Stalk which was adhering to nasal septum is visuable on the center of spec- imen.
Fig. 2. Angiogram of nasal mass. Note that increased capillary flow on nasal cavity (Arrow).
A B
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대의 여성에서 더욱 더 흔한 것으로 알려져 있다.
5)현재까지는 소엽성 모세관 혈관종의 발생 기전이 분명하 게 밝혀지지는 않았으나, 외상, 호르몬 변화, 바이러스, 미세 한 동정맥류 또는 혈관 증식인자의 이상 등이 발생원인으로 의심되고 있다.
6)7)임신 중 발생하는 소엽성 모세관 혈관종은 국소 부위에 대한 반복적인 자극에 의한 것으로 생각되고 있 으며 또한 임신 중 증가하는 여성호르몬과의 관련설이 제기 되고 있다.
8)임신성 화농성 육아종은 임신성 종양, 임신성 육 아종 또는 임신성 모세혈관 확장성 폴립 등으로 불려 왔다.
본 질환의 유병율은 임신여성의 0.5%에서 5%로 알려졌으며 잇몸이 호발부위이나, 비강내에서 발생하는 경우는 많지 않 다.
7)비강내에서 발생하는 경우 대부분 비중격의 미측 부위 (Little’s area)에서 발생하게 되며 하비갑개의 전방 등에서 발 생하는 경우도 있다.
4)이러한 위치에 호발하는 이유는 임신에 의한 호르몬 변화와 그에 따른 분비조직의 활동성 증가, 혈관 내피세포의 증식, 그리고 해부학적 위치 등과 관련이 있다. 본 증례의 경우도 비중격의 미측 부위에서 기원하여 비강 내를 완전히 막고 있는 양상을 보였다.
대개의 경우 임신 2~3개월째 발생하는 경우가 흔하나 임 신 중 어느 시기에도 발생할 수 있고 경우에 따라서는 출산 후 이른 시기에도 발생할 수 있다.
7)이러한 점막의 종양은 출 산 후 자연적으로 사라지는 것으로 알려져 있으나, 출산 후에 도 지속시 절제술을 시행할 수 있다.
5)절제 시기에 대한 명확 한 기준은 아직 없는 상태이나, 출산 후 3개월까지 기다린 후 시행하는 것을 권장하는 보고가 있다.
6)9)일반적으로 임신 3 기에 에스트로겐 수치가 최고조에 이르고 출산 후 점차 감소 되어 출산 후 약 6주 후면 임신과 관련한 생리학적 변화는 대 부분 임신 전으로 돌아온다. 하지만 환자에 따라 이 시기를 지나도록 호르몬의 증가가 지속되거나 오히려 더욱 증가하 는 경우가 있기 때문에 저자들은 출산 후에도 에스트로겐 및 프로게스테론 수치와 사진촬영을 정기적으로 시행하여 병변 의 크기와 에스트로겐 수치변화를 고려한 후 수술시기를 결 정하였다.
한편 임신 중에는 면역학적, 내분비적, 혈액학적 변화가 생 겨 점막 표면에 생리적 또는 병리학적 변화를 유발하여 소엽 성 모세관 혈관종의 발생에 기여하는 것으로 생각된다.
10)소 엽성 모세관 혈관종이 발생한 부위의 에스트로겐 및 프로게 스테론 수용체 농도는 임신을 하지 않은 여성이나, 남성 등과 비교하였을 때 차이가 없었다.
11)그러나 혈액내 여성호르몬 의 증가로 인해 종양이 발생하기 때문인 것으로 유추할 수 있 으며 이러한 여성 호르몬들이 혈관내피 세포의 증식을 가속 시키는 것으로 생각된다.
12)확진은 조직학적 소견을 통해 가능하며, 점액섬유종의 기
질(fibromyxoid stroma)에 엽성 혈관종이 흩어져 있는 특징 을 보이고 염증세포의 침윤, 육아조직, 점막 표면 궤양 등을 동반하기도 한다.
13)현미경 소견상 뚜렷한 3기로 나뉘는데 모 세혈관 내강이 거의 보이지 않는 세포기, 적혈구가 풍부한 모 세혈관이 나타나는 모세혈관기, 소엽내와 주위에 섬유화가 나타나는 퇴축기로 분류할 수 있다.
14)소엽성 모세관 혈관종 은 조직학적 소견이 매우 특징적이므로 비교적 진단이 용이 하다.
대부분 크기가 작아 비강내접근법을 이용한 단순 절제술 로도 치료가 충분하지만, 드물게 크기가 크고 출산 후 크기 가 감소하지 않는 경우 절제술의 적응증이 된다.
6)9)악성종양 과 감별을 해야 하며 크기가 클 경우 완전 적출이 어려운 경 우가 많으며 완전 적출을 시행하지 못한 경우 재발하는 경우 가 많다. 이외에도 고선택적 혈관 색전술, 개방적 비절개술 을 통한 절제술 등이 있다.
12)결 론
소엽성 모세관 혈관종은 비중격에 드물게 발생하는 양성 종양이며 임신 중 호르몬 변화에 따라 발생한다. 종종 다른 악성 종양과 감별해야 하는 경우가 있으며 임신성으로 생긴 경우 출산 후 호르몬 감소에 따라 자연소실되는 경우가 많으 나 종양이 잔존하는 경우 수술적 치료가 필요하다.
중심 단어：화농성 육아종・소엽성 모세관 혈관종.
저자역할(Author Contributions)
김규진, 김태연, 김영효, 장태영은 본 연구에서 모든 자료에 접근할 수 있으며 자료의 완전성과 자료 분석의 정확성에 책임을 지고 있 습니다. 연구 기획：장태영. 자료 해석 및 분석：김태연. 논문초 안：김규진. 논문수정：김영효. 연구 총괄：장태영.
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