와르틴 종양은 두 번째로 흔한 이하선의 양성 종양으로 이 하선 종양의 약 2-10%를 차지한다 (1-3). 침샘의 발생과정 에서 이하선은 다른 침샘과는 달리 림프계가 나타난 후에 피 막이 형성되기 때문에 발생이 끝난 후에는 선 내부 혹은 선 주 위의 림프절에 침샘관 상피조직이 뒤섞여 남아있게 된다. 와르 틴 종양은 이하선 주변 림프절에 뒤섞여 남아있는 침샘조직에 발생할 수 있어 이하선과는 떨어져 발생할 수 있는데 이러한 경우 주로 이하선의 꼬리 부분에 잘 발생하는 것으로 알려져 있다.
저자들은 낭성 변화를 한 와르틴 종양이 이하선과 동떨어져 발생하여 진단이 어려웠던 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함 께 보고하고자 한다.
증례 보고
62세 남자 환자가 1개월 전부터 좌측 하악부에 종괴가 만져 져 내원하였다. 이학적 검사상좌측 하악부에 약 5×6 cm 크기 의 압통이 없고 탄력이 있으며 유동성이 있는 종괴가 촉지 되 었다. 혈액 검사상 특이소견은 없었다. 내원 당시 시행한 CT 검사에서 좌측 흉쇄 유돌근(sternocleidomastoid muscle) 외 측 변연과 접하고 있고 전방으로는 하악골 후연과 악하선에 인 접하고 있는 크기가 약 3×1×3.5 cm 정도의 종괴가 관찰되 었다. 이 종괴는 경계가 명확하고 주변 구조물로의 침습이 없 는 저음영의 난원형 종괴였다. 조영 증강후에는 낭성 종괴로 종 괴의 벽과 내부의 불규칙한 격막이 조영증강 되었으며 일부에 서는 조영증강되는 작은 소결절들이 관찰되었다. 동측의 이하 선과는 동떨어져 보였으며 주변에 림프절 종창은 관찰되지 않 았다 (Fig. 1A-C).
환자는 수회에 걸쳐 세침 흡인을 실시하였으나 종괴의 크기 가 줄어들지 않고 다시 자라는 양상을 보여 절제술을 실시하 였다. 수술소견상 종괴는 좌측 흉쇄 유돌근의 전외측, 두힘살
근(digastric muscle)의 전방힘살(anterior belly) 하방에 위치 하고 있었고 주변조직과 유착은 없었으며 이하선과 동떨어진 낭종형 종괴였다. 조직소견에서 낭종내로 돌출한 많은 돌기가 있었고 이는 두층의 종양세포(oncocyte)로 이루어져 있어서 낭 종성 와르틴 종양으로 진단되었다 (Fig. 1D).
고 찰
와르틴 종양은 Albrecht-Artz 와 Hildebrand에 의해서 처음 으로 보고되었고 1929년 Alfred Scott Warthin에 의해서 초음 파 소견에 관한 보고가 있은 후 그의 이름을 따서 와르틴 종양 이라 부르기 시작하였다 (4). 이하선에서는 다형성 선종 다음 으로 흔한 양성 종양으로 원발성 이하선 종양의 약 14% 정도 를 차지하며 13% 정도에서는 양측성으로 발생한다 (1-3, 5).
6예의 이하선 이외에 발생한 와르틴 종양을 보고한 문헌에 서 종양의 위치는 모든 예에서 상부 경정맥 부위(jugulodigas- tric region)에서 발생하였고 2예에서는 중부 경정맥 부위 까 지 내려와 있었다고 하였다. 이들 중 5예에서 낭종성 변화를 보였고 1예에서는 양측성으로 발생하였다. 6예중 4예에서 진 단 초기에 아가미틈낭(branchial cleft cyst)을 생각하였고 나 머지 예에서도 조기에 와르틴 종양의 가능성을 생각하지 못하 였으며 세침흡인은 진단에 거의 도움이 되지 못하였다고 하였 다 (6).
176예의 와르틴 종양 중 이하선 이외에서 발생한 14예를 보 고한 Synderman 등 (7)에 의하면 이하선 이외의 와르틴 종양 은 이하선 주변의 림프절이나 경부 림프절에서 발생하였는데 이들은 수술로 완전 제거가 가능하였고 조직학적 소견에서도 악성소견은 없어 경부 림프절에서 발생한 와르틴 종양은 전이 (metastasis)가 아니라고 하였다.
와르틴 종양이 이하선 주변의 림프절에 발생하는 기전에 관 해서는 여러 가지 가설이 있지만 일반적으로 받아들여지는 가 설로는 이하선의 발생과정에 기초를 두고 있다. 발생학적으로 이하선은 태생 4-6 주 정도에 배반이 형성되고 악하선과 설 대한방사선의학회지 2001;44:301-303
─ 301 ─
이하선 이외에 발생한 와르틴 종양: 1예 보고1
김지창・안국진・이은자・최규호・한성태・강시원
와르틴 종양은 타액선에 생기는 양성종양으로 주로 이하선에 생기며 이하선 이외에 발생한 와르틴 종양은 비교적 드물다. 저자들은 낭성변화를 한 와르틴 종양이 이하선으로부터 떨어진 곳에 발생하여 진단이 힘들었던 1예를 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.
1가톨릭대학교 의과대학 방사선과학교실
이 논문은 2000년 10월 20일 접수하여 2001년 2월 1일에 채택되었음.
하선이 각각 6주와 7-8주로 이하선보다 늦게 배반이 형성된 다. 비록 이하선이 침샘 중 가정 먼저 발생하게 되지만 섬유성 피막이 형성되는 시기는 악하선과 설하선 다음으로 가장 늦다.
또한 림프계가 나타나는 시기는 악하선과 설하선에는 피막이 형성된 이후이고 이하선에는 피막이 형성되기 전이다. 이러한 이유로 발생과정이 끝난 후에 이하선의 내부 혹은 피막 내에 림프조직이 섞여 남아있게 되고 주변 림프절에도 이하선 상피 세포가 남아있게 된다. 따라서 이하선 상피세포가 남아있는 주 변 림프절이나 그 외의 경부 림프절에서 종양이 발생할 수 있 다는 가설이다 (1). 이러한 가설을 뒷받침하는 증거로는 실제 로 이하선 조직이 선 내부나 혹은 선 주위의 림프절에서 발견 이 되고 와르틴 종양이 몇 개의 림프절에서 다발성으로 발생하 는 경우가 있으며 종양을 함유한 림프절이 종양발생 초기에 그 구조가 비교적 유지되어 있다는 점을 들 수 있다. 그러나 와르 틴 종양이 드물게 비강인두(nasopharynx), 부비동(paranasal sinus)등에 발생하는 경우가 있어 위의 설명만으로는 곤란한 경우도 있다 (8).
정상 성인에서 이하선의 약 80% 정도는 저작근(masseter muscle)과 하악골 가지(mandibular ramus)의 바깥쪽에 놓이 고 하방으로는 대개 하악골의 교각부 까지 뻗어 있다. 나머지 20% 정도가 경상돌기(styloid process)와 하악골 사이의 터널 (stylomandibular tunnel)을 통해서 안쪽으로 뻗어서 하악골가 지 후연과 흉쇄유돌근의 전방 그리고 두힘살근의 후방힘살 사 이에 위치하게 된다 (1, 9).
조직학적으로 와르틴종양은 대개 난원형이고 피막을 가지고 있으며 크기는 약 3 cm 정도되는 것이 일반적이다. 내부는 반 고형이거나 또는 낭종형으로 관찰되는데 이것은 종괴내에 낭 종성 부분이 어느 정도를 차지하는지에 따라 결정된다. 대개는 수 mm에서 1 cm 이하의 작은 낭종과 림포이드 조직으로 이 루어진 고형성분이 섞여있으며 크기가 큰 하나의 낭종형태로 관찰되는 경우도 있다 (10).
이러한 종양의 조직학적 특성과 앞서 언급한 이하선의 해부 학적 위치를 고려할 때 와르틴 종양이 이하선의 꼬리에 발생 하고 하나의 큰 낭종형태로 보이는 경우 종종 아가미 틈낭 김지창 외 : 이하선 이외에 발생한 와르틴 종양
─ 302 ─
A B C
D
Fig. 1. Extraparotid warthin’s tumor with cystic degeneration in 62-year-old man.
A. Axial non-contrast enhanced CT scan demonstrates a well-de- fined ovoid mass at the lateral aspect of left sternocleidomastoid muscle.
B, C. Axial post-contrast enhanced CT scans show well-enhancing internal septa (arrow) and nodular solid enhancement (arrow heads) in the tumor mass.
D. On microscopic examination, cystic space filled with homoge- neous fluid is noted with double rows of oncocytes (open arrow).
Lymphoid tissue is demonstrated in the outside of the cystic mass (×40)
(branchial cleft cyst), 림프관종, 유피낭종과의 감별을 어렵게 한다. 하지만 본 증례처럼 낭종벽에 조영 증강되는 소결절이 있 는 경우 순수한 낭종이 아님을 알 수 있어 감별에 도움을 줄 수 있다.
결론적으로 와르틴 종양은 주로 이하선에 잘 생기지만 이하 선 꼬리 부분의 경부 림프절에서도 발생이 가능하고 하나의 큰 낭종 형태로 보이는 경우 경부에 발생한 다른 낭종과 감별이 어려울 수 있다. 따라서 경부에 주로 낭성변화를 보이는 종괴 가 있을 때 그 위치가 이하선과는 다소 떨어져 보이는 경우에 도 이하선 주변에 발생하여 낭종형 변화를 한 와르틴 종양의 가능성을 염두에 두어야 한다.
참 고 문 헌
1. Batsakis JG. Tumors of the head and neck, clinical and pathological considerations. 2nd Edition, Baltimore : Williams & Wilkins, 1979:
1-20
2. Peel RZ, Gnepp DR. Disease of the salivary glands. In: Barnes L, 1st
ed. Surgical pathology of the head and neck. Vol. 1. New York : Marcel Dekker, 1985:533-645
3. Shugar JMA, Som PM, Biller HF. Warthin’s tumor, a multifocal disease. Ann Otol Rhinol Laryngol 1982; 91:246-249
4. Batsakis JG, E1-Naggar AK. Pathology consultation: Warthin’s tu- mor. Ann Otol Rhinol Laryngol 1990;99:588-91
5. Rodriguez Bigas MA, Sako K, Razack MS, Castillo NB. Extraparotid Warthin’s tumor: an unexpected finding in three female patients.
N Y State J Med 1990;90:465-6
6. Frank C. Aster MD. Extraparotid Warthin’s tumor : Clinical mani- festations challenges, and controversies, Otolaryngol Heak Neck Surg 1996;114:732-5
7. Snyderman C. Johson JT, Barnes EL. Extraprotid Warthin’s tu- mor. Otolaryngol Head Neck Surg 1986 94(2):169-75
8. Thompson AS, Bryant HC Jr. Histogenesis of papillary cystadeno- ma lymphomatosum (Warthin’s tumor) of the parotid salivary gland. Am J Pathol 1950;26:807-49
9. Mason DK, Chisholm DM. Salivary glands in health and disease.
London : WB Saunders, 1975;3-18
10. Warnock GR. Papillary cystadenoma lymphomatosum. In Ellis GL, Auclair PL. Surgical Pathology of the Salivary Glands. 1st ed.
Philadelphia: WB Saunders, 1991:187-199 대한방사선의학회지 2001;44:301-303
─ 303 ─
J Korean Radiol Soc 2001;44:301-303
Address reprint requests to : Kook Jin Ahn, M.D., Department of Diagnostic Radiology, The Catholic University of Korea, St. Mary’s Hospital, 62, Youido-dong, Yongdeungpo-gu, Seoul 150-713, Korea.
Tel. 82-2-3779-2017 Fax. 82-2-783-5288 E-mail: [email protected]
Warthin’ ’ s Tumor of Extraparotid Location in Neck:
A Case Report
1Ji Chang Kim, M.D., Kook Jin Ahn, M.D., Eun Ja Lee, M.D., Kyu Ho Choi, M.D., Seong Tai Hahn, M.D., Si Won Kang, M.D.
1Department of Radiologoy, College of Medicine, Catholic University of Korea
Warthin’s tumor is a benign lesion of the salivary and -principally-parotid gland. An extraparotid location is rare. We report a case of Warthin’s tumor which was located in the neck, far from the parotid gland.
Index words :Head and Neck neoplasms Neoplasms, CT
─ 304 ─
대한방사선의학회지 및 KJR 구독 안내
회원 여러분! 안녕하십니까?
우리 학회에서 발간하고 있는 대한방사선의학회지는 회원들의 노력에 힘입어 대한편집인협의회 의 의학학술지 중 가장 우수한 점수를 받을 정도로 학술지의 편집체재 등이 잘 정비되고 양질의 논문을 발간하고 있습니다.
또한 2000년도부터 영문학회지인 Korean Journal of Radiology(KJR)가 계간으로 발간하고 있 으며 KJR은 NLM에서 주관하는 Index Medicus와 Science Citation Index(SCI)에 등재를 목표로 소수의 우수한 논문을 영문으로 출간하는 것입니다. 이에 회원들의 많은 연구 업적을 적극적으로 수용하면서 한편으로는 Index Medicus, SCI 등의 기관에 등재되는 국제화 된 학술지를 발간하기 위하여 학회에서는 최선을 다하고 있습니다.
대한방사선의학회지와 KJR은 무가지로서 회원들의 주옥같은 연구업적이 많은 회원들로부터 읽 혀지고 보급되기 위하여 그 동안 무료로 배포되어 왔으나, 많은 우송료가 부담이 되어 2000년 후 반기부터 학회지 우송료를 받고있습니다.
학회의 이러한 고충을 혜량하여 주시고 이점에 적극 협조하여 주시기를 바라오며 2001년도 학 회지 우송료 납부에 대한 안내를 아래와 같이 안내하오니 마감일 이전까지 신청하시기 바랍니다.
회원 여러분!
21세기라는 희망찬 시대를 접하자마자 여러 부분에 어려움이 나타나 회원님의 고충이 많으시 리라 생각됩니다. 이럴 때일수록 회원 여러분과 함께 힘을 합하여 슬기롭게 대처해 나가기를 희 망하오며 학회 발전에 배전의 지도와 편달을 바라마지 않습니다.
끝으로 회원님의 가정에 행운과 건강이 늘 함께 하시기를 진심으로 기원합니다.
- 신 청 방 법 -
보내실 곳 : 신청자의 인적사항과 함께 학회 사무국으로 신청(e-mail, 홈페이지, FAX 이용) 온라인 번호 : 평화은행 구좌번호: 025-25-0009-535 대한방사선의학회
E-Mail : [email protected]
학회주소 : 서울시 서초구 양재동 121-8 (우)137-130 전화 : 822-578-8003, 팩스 : 822-529-7113 Homepage : http://www.radiology.or.kr
학회지 종류 년간 우송료 비 고
대한방사선의학회지 30,000원 2000년 12월 31일까지 신청마감이며
Korean Journal of Radiology(KJR) 10,000원 그 이후에 신청하시면 과월호는 품절될 수 있습니다.
