- 53 -
KISEP Case Report J Rhinol 13(1), 2006
진균성 접형동염에 의한 외전신경 마비 1예
울산대학교 의과대학 울산대학교병원 이비인후과학교실
남정권·서병삼·박기철·최재혁
A Case of Abducens Nerve Palsy Caused by Isolated Sphenoid Fungal Sinusitis
Jung-Gwon Nam, MD, Byung-Sam Seo, MD, Ki-Chul Park, MD and Jae-Hyuk Choi, MD Department of Otorhinolaryngology, Ulsan University College of Medicine, Ulsan University Hospital,
Ulsan, Korea
ABSTRACT
Isolated sphenoid sinusitis is a rare disorder. There are some difficulties in its diagnosis; therefore the first presentation of this disorder might be with complications. These complications are essentially due to the anatomical location of the sinus and its proximity to the intra-cranial and orbital contents, to which infection may easily spread. A case of isolated sphenoid fungal sinusitis with unilateral abducent nerve palsy is being reported which was successfully treated by parenteral antibiotic therapy and endonasal endoscopic sphenoidotomy.
KEY WORDS:Sphenoid sinusitis·Abducens nerve palsy.
서 론
진균성 부비동염의 원인 균주로서 국균(Aspergillus), 모 균(Mucor), 캔디다, 히스토플라즈마, 콕시디오이데스 등이 있고,1) 이중 90% 이상이 국균에 의한다고 알려져 있다.2) 이 러한 진균성 부비동염이 접형동에만 국한되어 나타나는 경 우는 매우 드물다. 외국의 경우 접형동에 국한된 부비동염의 빈도가 0.01% 부터 2.7%로 보고마다 차이가 있으며, Lew 등3)은 30예의 증례를 보고하면서 부비동염으로 입원한 환자 1087명 중 2.7%라고 하였다. 환자가 호소하는 임상 증상으 로는 두통이 가장 흔한 것으로 알려져 있으며 주변 구조물 의 침범여부에 따라 여러 안증상이나 내분비 장애 등의 합 병증을 유발할 수 있다. 따라서 이러한 임상 증상을 바탕으 로 질환에 대한 충분한 의심이 선행되어야 조기 진단 및 적 절한 치료를 할 수 있다. 저자들은 접형동 내에 국한된 진균 성 부비동염이 외전신경 마비를 유발하였던 환자 1예를 체험 하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
증 례
53세 여자 환자로 내원 한달 전부터 두정부쪽 심한 두통 으로 본원 신경과에서 3일간 입원 후 보존적 치료로 증상이 호전되어 퇴원하였다. 이 후 두통이 다시 심해졌으며, 내원 2일 전부터는 좌측 주시시 복시가 발생하여 신경과에 다시 입원하였다. 과거력과 가족력에 특이 사항은 없었다. 신체 검사에서 정면 주시시 좌안의 내측 편위가 있었으며, 좌측 주시시 좌측 안구 움직임의 제한이 있었다(Fig. 1A). 다른 신경학적 검사에서 이상 소견은 보이지 않았다. 이 후 시행 한 뇌 자기공명영상에서 접형동염 및 하추체정맥동(inferior petrosal sinus)염의 소견으로 이비인후과로 의뢰되었다(Fig.
2). 환자는 두통과 복시 이외에 약간의 후비루 및 메스꺼운 증상을 호소하였다. 그 외 코막힘, 후각 감퇴, 콧물, 재채기 등의 비증상은 호소하지 않았다. 비강 검사에서 비용이나 농 성 비루 등의 소견은 관찰되지 않았다. 전산화단층 촬영에서 좌측 접형동에 연부조직음영이 있었으며 골 결손 소견은 보 이지 않았다.
급성 접형동염 및 하추체정맥동염에 의한 외전신경 마비 진단하에 Ceftazidime을 2 g씩 1일 2회 정맥 주사 치료를 시 행하였다. 항생제 정맥 주사 후 2일째부터 두통이 호전되었 심사완료일:2005년 12월 23일
교신저자:남정권, 682-714 울산광역시 동구 전하동 290-3 울산대학교 의과대학 울산대학교병원 이비인후과학교실 전화:(052) 250-7180·전송:(052) 234-7182 E-mail:[email protected]
54 / J Rhinol 13(1), 2006
으며 복시가 사라지면서 좌측 안구 움직임도 정상으로 회복 되었다(Fig. 1B). 이는 진균구로 인해 발생되었던 접형동 자 연공의 폐쇄로 인한 이차적인 접형동염 및 하추체정맥동염이 호전되었기 때문으로 여겨진다.
이 후 전신마취 하에서 비내시경 수술을 시행하였다. 좌측
접형동의 자연공은 폐쇄된 상태였고, 접형동의 자연공을 직 경 약 1cm 정도로 충분히 넓힌 후 접형동내 점액농 및 국균 으로 의심되는 적갈색 물질을 제거하고 항생제를 섞은 생리 식염수로 동세척을 시행하였다(Fig. 3). 우측 접형동의 자연 공은 잘 열려있었고, 병변은 보이지 않았다.
술 후 두통은 호전되었으며, 술 후 2일 째 비강 내 충전물 을 제거하였다. 술 후 3일째 두통은 완전히 사라졌으며, 조 직검사에서 국균증으로 진단되었다(Fig. 4). 현재 외래 추적
Fig. 1. A:Initial photograph demon- strating limitation of abduction in the left eye during left lateral gazing. B:
After antibiotherapy, photograph sh- owing no limitation of left eye move- ment during left lateral gazing.
Fig. 2. Preoperative axial scan of brain MRI shows left inferior petrosal sinus thrombophlebitis. A:T1 contrast enh- anced MRI shows hyperintensive lesion (arrow). B:T2 weighted MRI shows isointensive lesion (arrow head).
Fig. 3. Endoscope finding:Fungal ball in the left sphenoid sinus is noted.
Fig. 4. Aspergillosis species are noted. Numerous acute-angled branching hyphae are visible and hyphae are divided by multiple septae (H & E).
A B
A B
남정권 등:진균성 접형동염에 의한 외전신경 마비 / 55
관찰 중이며 술 후 9개월까지 재발 소견 없이 접형동 자연공 이 잘 유지되고 있는 것을 확인할 수 있었다.
고 찰
접형동에만 국한된 부비동염은 매우 드물고 증상이 뚜렸하 지 않아서 임상에서 간과하기 쉽다. 접형동에 국한된 부비 동염을 가진 환자들의 주증상으로 본 증례와 같이 두통이 가 장 흔하며, 시력 저하나 복시, 안면부 동통 및 감각 이상, 비 폐색, 화농성 비루, 수막염, 비출혈 등의 증상을 호소하기도
한다.4)5) 두통은 수면을 방해 할 정도로 심하며, 머리를 움직
이거나 기침을 할 때 혹은 보행시나 몸을 구부릴 때 심해지 는 양상이며 진통제로 잘 경감되지 않는다.3)6)
접형동은 해면동과 후두개 등 주요 구조물과 근접해 있으 며 주변 구조물과의 해부학적 장벽이 잘 이루어져 있지 않다.
합병증으로 본 증례와 같이 흔히 외전신경마비가 먼저 나타 나는데, 원인은 하추체정맥동의 혈전증이라고 알려져 있다.
진행되면 두개내 구조와 안구 구조물에도 영향을 끼칠 수 있 으며 뇌막염이 가장 흔한 두개내 합병증이다. 안구 내 합병 증으로는 안구 주위의 봉와직염이 가장 흔하고, 안구 농양, 해면동 혈전증으로 발전하며,7) 이의 병리적 기전으로는 안구 정맥의 무판막 체계가 제기되고 있다.8)
비강 내시경 소견도 접형동 병변을 진단하는데 중요하다.
Sethi5)는 비강 내시경 소견에서 접사함요의 부종, 용종, 농 성 비루, 팽창 소견 등이 관찰되었고 정상 소견을 나타내는 경우도 많다고 보고하였다. 따라서 접사함요의 내시경 소견 이 정상 소견을 나타내더라도 접형동의 병변을 배재할 수는 없으며 진단을 위해서는 전산화단층 촬영이 필요하고 두개 내부와 안구 합병증이 의심될때는 자기공명영상도 고려해야 된다.6) 본 증례에서는 자기공명영상에서 하추체정맥동의 크 기가 증가하고 조영제에 의해 조영 증강을 확인하여 하추체 정맥동염을 진단하였다.
접형동염의 선행 인자로 거론되는 것은 수영 등을 통해 접 형동 내로 감염된 물의 침투, 코카인의 남용, 스테로이드 투 여, 면역억제제 치료, 두개안면부 방사선치료, 골절, 당뇨, 악안면 외상 등이 있다.9)10) 하지만 본 증례에서 처럼 특이한 선행 인자를 밝힐 수 없는 경우도 많다.
접형동염의 치료는 급성일 경우 초기의 적극적인 항생제 정맥요법이 합병증을 예방하는데 중요한데, 항생제는 Strep-
tococcus, Staphylococcus, H. influenzae에 듣는 항균 범위 가 넓은 것이어야 한다.11) 24시간에서 48시간 이내에 약물 치료에 호전이 없거나, 신경학적인 합병증이 생기면 수술이 필요하다.6) 본 증례와 같이 외전신경 마비를 동반한 접형동 염의 경우에도 항생제를 일차 치료로 사용하고 이후 외전신 경 마비가 회복되더라도 접형동염이 지속된다면 수술적 치 료가 필요하며1)2) 수술적 방법을 통해서 감염 병소를 적절하 게 제거할 수 있고 재발을 방지할 수 있다.12)
Lee 등13)은 접형동에 국한된 병변으로 인해 이차적으로 시야장애를 가진 환자에서 비내시경 수술의 효용을 설명하 였는데, 술 후 복시의 회복율은 86%로 시력 소실의 회복율 38%보다 좋았으며, 특히 술 후 3개월 이내에 안구 운동의 회 복을 보이는 경우에 좋은 예후를 보인다고 보고하였다.
중심 단어:진균성 접형동염·외전신경 마비.
REFERENCES
1) Romett JL, Newman RK. Aspergillosis of the nose and paranasal sinuses. Laryngoscope 1982;92:764-6.
2) Choi DR, Lee DW, Kim CS. Two cases of isolated sphenoid fungal sinusitis with orbital complication. Korean J Otolaryngol 1998;42:
118-21.
3) Lew D, Southwick FS, Montogomery WW, Weger AL, Baker AS.
Sphenoid sinusitis: A review of 30 cases. New Eng J Med 1983;
30:1149-54.
4) Martin TJ, Smith TL, Smith MM, Loehrl TA. Evaluation and sur- gical management of isolated sphenoid sinus disease. Arch Oto- laryngol 2002;128:1413-19.
5) Sethi DS. Isolated sphenoid lesions: Diagnosis and management.
Otolaryngol Head Neck Surg 1999;120:730-6.
6) Ruoppi P, Seppa J, Pukkila M, Nuutinen J. Isolated sphenoid sinus diseases: Report of 39 cases. Ach Otolaryngol 2000;126:777-81.
7) Clayman GL, Adams GL, Paugh DR, Koopman CF. Intracranial complications of paranasal sinusitis: a combined institutional review.
Laryngoscope 1991;101:234-9.
8) Harrington PC. Complications of sinusitis. Ear Nose Throat J 1984;
63:163-71.
9) Deans JA, Welch AR. Acute isolated sphenoid sinusitis: A disease with complication. J Laryngol Otol 1991;105:1072-4.
10) Oruckaptan HH, Akdmir P, Ozgen T. Isolated sphenoid sinus abscess:
Clinical and radiological failure in preoperative diagnosis. Case report and review of the literature. Surg Neurol 2000;53:174-7.
11) Goldman GE, Fontanarosa PB, Anderson JM. Isolated sphenoid sinusitis. Am J Emerg Med 1993;11:235-8.
12) Ada M, Kaytaz A, Tuskan K, Guvenc MG, Selcuk H. Isolated sp- henoid sinusitis presenting with unilateral 6th nerve palsy. Int J Pediatric Otorhinolaryngol 2004;68:507-10.
13) Lee LA, Huang CC, Lee TJ. Prolonged visual disturbance secondary to isolated sphenoid sinus disease. Laryngoscope 2004;114:986-90.