Volume 18, Number 1, June, 2015
섬유조직구 종양(histiocytic tumor)은 양성, 중간, 악성의 3가지로 분류하며, 그 중 건초 거대 세포 종양(Giant cell tumor of tendon sheath)과 색소침착 융모결절 윤활막염(Pig- mented villonodular synovitis, PVNS)은 양 성 종양 중 가장 빈도가 높은 종양이다. 이중 색소 침착 융모결절 윤활막염은 광범위형(diffuse)과
국소형(localized)이 있는데, 이중 국소형은 관절 내의 윤활막이 손가락 모양 혹은 결절 모양으로 증 식하는 형태로, 슬관절부에서 가장 호발하는 것으 로 보고되어 있으며1), 대개 장기간에 걸친 관절부 통증과 압통을 호소하며 급성 통증은 드물다1-3,7). 저자들은 슬관절 내부 외측 반월상 연골판 전각부 와 관절낭 연결부에서 발생하여, 발생부에서 떨어
※ 통신저자: 라호종
강원도 강릉시 사천면 방동길 38
울산대학교 의과대학 강릉아산병원 정형외과
TEL: 033) 610-3244 FAX: 033) 610-4951 E-mail: [email protected] 접수일: 2015년 4월 29일, 게재 확정일: 2015년 5월 24일
슬관절내 비정상적인 위치에서 발견된 국소형 색소침착 융모결절 윤활막염
울산대학교 강릉아산병원 정형외과1), 울산대학교 강릉아산병원 병리과2) 울산대학교 강릉아산병원 응급의학과3)
심상준1)∙라호종1)∙최영준1)∙황재광1)∙엄대운2)∙강희동3)
= Abstract =
Localized Pigmented Villonodular Synovitis in an Unusual Location in the Knee - A Case Report -
Sang-Jun Shim, M.D.1), Ho Jong Ra, M.D.1), Young-Joon Choi, M.D.1), Jae-Kwang Hwang, M.D.1), Dae-Woon Eom, M.D.2), Hui Dong Kang, M.D.3)
Department of Orthopedic Surgery, Gangneung Asan Hospital, University of Ulsan College of Medicine, Gangneung, Korea1) Department of Pathology, Gangneung Asan Hospital, University of Ulsan College of Medicine, Gangneung, Korea2) Department of Emergency Medicine, Gangneung Asan Hospital, University of Ulsan College of Medicine, Gangneung, Korea3)
Localized pigmented villonodular synovitis (LPVNS) is a rare lesion that can affect any joint, although it is most frequently found in the knee. When LPVNS affects the knee, it is usually a single mass of pedunculated appearance. We present a LPVNS occurred from the junction of the anterior horn of the lateral meniscus and the joint capsule in the knee. It detached and then moved at an unusual location, which caused pain, limitation of knee flexion and locking.
Key Words: Localized pigmented villonodular synovitis, Knee, Limitation of range of motion
져 관절 후외측 부분으로 이동하여 위치함으로써 급성 슬부 통증과 관절 운동 범위 제한을 동반한 색소침착 융모결절 윤활막염 1예를 체험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하고자 한다.
증 례
39세된 남자 환자로 우측 슬관절부 통증과 운동 범위 제한을 호소하며 내원하였다. 내원 11일 전 앉은 자세에서 일어나던 중 우측 슬관절부에서 파 열음과 함께 급성 통증이 발생하였으며, 간헐적인 슬관절부 운동범위 제한이 발생하였다. 병력 청취
상 이전 우측 슬관절부 통증이나 외상력은 없었으 며, 내원 당시 관절내 급성 화농성 관절염을 시사 하는 소견은 없었다. 이학적 검사상 우측 슬관절 부 삼출액에 의한 부종 관찰되었으며, 외측 슬관 절 부위의 압통이 동반되었다. 관절 운동 범위는 최대 굴곡 90도로 제한되어 있었으며, 관절 운동 시 통증의 증가와 함께 잠김 현상을 나타내고 있 었다. 슬관절부의 불안정성은 없었고, 맥머레이 검사(McMurray test) 양성이었으며, 슬개골 압 박 검사(patellar grinding test)상 음성 소견 보이고 있었다. 단순 방사선 검사상 특이 소견을 발견할 수 없었으며, 외측 반월판 연골 파열 의심
Fig. 1. T2 weighted fat suppression MRI axial (A) and coronal (B) view show an 1.5×1×2cm sized intra-articular mass (white arrow head) located in the posterior compartment between popli- teus tendon and lateral meniscus. Also T1 weighted MRI sagittal view (C) and T2 weighted MRI sagittal view (D) show hypointense and heterogenous signal in mass (white arrow).
B
C D
A
하에 시행한 우측 슬관절 자기공명영상(MRI)에 서 반월상 연골판 등 슬관절 내부 구조물의 이상 소견은 발견되지 않았으며, 외측 반월상 연골 후 각부와 슬와건 사이에 T1, T2 영상에서 저신호 강도를 보이는 1.4×0.8×2 cm 크기의 종괴가 관찰되었다(Fig. 1). 우측 슬관절 관절경 검사를 시행하였으며, 관절경 소견상 슬와건의 전방부와 외측 후방 관절낭에서 외측 반월상 연골 후각부 상부로 돌출되어 있는 황색의 종괴를 관찰할 수 있었으며(Fig. 2), 종괴는 유동성으로, 관절경 겸자로 견인하여 전외측 관절경 삽입구로 쉽게 제 거되었다. 또한 외측 반월상 연골판 전각부와 관
Fig. 4. Microscopic finding shows a randomly distributed giant cells (white arrow head), fibrous stroma (white arrow), and histiocyte infiltration around hemosiderin deposite (black arrow) (A) H&E, original magnification
×200, (B) H&E, original magnification×400).
A B
Fig. 2. A detached mass (Localized pigmented villonodular synovitis) located in posterior compartment and impinged between lateral femoral condyle and lateral meniscus.
Fig. 3. Gross finding shows a 2.0×1.5×0.7cm sized ovoid mass.
절낭 연결부의 관절낭에 종괴가 떨어져 나간 곳으 로 추정되는 흔적을 관찰할 수 있었다. 종괴 제거 후 슬와건과 주변 관절낭의 종괴 발생부의 윤활막 의 염증 및 부분파열 소견을 보여 윤활막 절제술 을 시행하였다. 적출한 종괴는 2.0×1.5×0.7 cm 크기의 타원형 판 모양의 백황색의 고형 종괴 로, 피막 형성은 되어있지 않았으며, 내부 혈관 형성은 관찰되지 않았다(Fig. 3). 조직학적 검사 상 색소침착 융모결절 윤활막염에 합당한 소견이 었다(Fig. 4). 수술 후 즉시 우측 슬관절 관절 운 동과 전 체중 부하 보행을 허용하였으며, 약 2주 후 외래 추시에서 우측 슬부의 통증과 운동 범위 제한은 소실되었다.
고 찰
색소침착 융모결절 윤활막염은 관절, 건막, 점 액낭에 존재하는 활막 조직의 특발성 증식으로 정의되는 질환으로 광범위형과 국소형으로 분류
된다1-3,7). 국소형은 활막 조직에서 관찰되는 수
mm에서 3 cm 까지의 크기를 보이는 황색 혹은 갈색의 결절로 나타나며, 광범위형은 침범 관절의 활막 조직 전체의 조직학적 변화를 보인다3). 대개 하나의 관절만을 침범하는 경우가 많으며, 슬관절 부가 가장 호발하는 부위로 알려져 있다1). 무증상 혹은 장기간에 걸쳐 진행하는 관절 특정 부위의 압통이 특징이며2), 통증의 기간과 경과는 다양한 양상을 보이나 급성 통증이 발생하는 경우는 드문 것으로 알려져 있다1,6). 슬관절에서 발생한 색소침 착 융모결절 윤활막염은 반월상 연골판과 관절낭 연결부, 대퇴골 융기 사이 오목(intercondylar fossa), 경골 융기 전방부(anterior tibial emi- nence)에서 호발하는데2,3), 관절 후방 구조물에 발생하는 경우는 드물고 이 경우 낭종의 형태로 나타날 수 있다고 보고되어 있다6,9). 특히 대퇴골 융기 사이 오목에 발생하는 경우는 슬관절의 운동 범위 제한을 나타낼 수 있는데, 크기가 0.5 cm 이상인 경우는 슬관절 신전시 융기 사이 오목 내 부의 공간이 제한되어 신전 제한이 나타날 수 있 다6,8). 본 증례에서는 수술 전 자기공명영상 검사 와 수술 중 관절경 소견에서 외측 반월상 연골판 후각부와 슬와건, 후방 관절낭 사이에서 종괴가
관찰되었으며, 외측 반월상 연골판과 전방 관절낭 연결부에서 발생한 것으로 사료되는 환자로, 종괴 는 유경성 형태로 관절강 내부를 향해 돌출되어 있는 전형적인 국소형 색소침착 융모결절 윤활막 염의 형태를 보였다. 특이점은 관절강 내부로 돌 출되어 있던 종괴가 경미한 움직임으로 파열되어, 파열된 조각이 외측 반월상 연골판 후각부 상부로 이동하여 타원형의 판 형태를 이루고 있었으며, 이것이 관절 운동시 통증을 일으키면서 잠김 현상 을 일으키고 있었던 것으로 생각되어진다. 파열되 어 이동한 종괴는 관절경 겸자를 이용하여 쉽게 제거가 가능하였고, 관절낭 및 슬와건 건막의 부 분적인 염증 소견이 관찰되었다. 또한 환자의 이 학적 검사 상 슬관절의 굴곡 제한이 있었으며, 통 증의 발생 양상이 급성의 양상을 보였다. 이는 슬 관절낭 전방부에서 발생하여 2 cm 이상으로 증상 없이 서서히 크기가 증가한 색소침착 융모결절 윤 활막염이 환자의 기립 운동 시 슬관절 내부에서 외측 반월상 연골판과 외측 대퇴골 사이에서 압박 및 견인되었으며, 결국은 종괴의 파열과 함께 급 성 통증이 발생하였고, 파열되어 유동성을 가지게 된 종괴가 외측 반월상 연골판 후각부 상부에 위 치하게 되면서 슬관절 운동 시 통증과 굴곡 제한 을 발생시킨 것으로 사료된다. 국소형 색소침착 융모결절 윤활막염의 경우 관절경 하에 종괴와 주 변 활막부를 절제하는 것이 치료법으로, 추가적인 치료는 필요하지 않다고 알려져 있다4,5). 본 증례 를 통하여 고찰하여 볼 때, 국소형 색소침착 융모 결절 윤활막염이 대퇴골 융기 사이 오목 외에서 발생하여도 유경성 형태, 관절강 내부로 돌출된 모양 등의 종괴의 형태학적 특징에 의해 슬관절부 운동 제한을 발생시킬 수 있으며, 발생 부위에 따 라 굴곡 제한 등의 특징적인 이학적 검사 소견을 보일 수 있다는 점과, 또한 본 증례와 같이 종괴 의 파열 후 비정상적인 곳에 위치함으로써 관절 운동시 극심한 통증을 유발할 수 있다는 점도 고 려해야 할 것이다. 이는 국소형의 발생 부위 예측 및 광범위형과의 감별진단에도 도움이 될 것으로 사료된다. 본 증례 보고는 관절경 수술 시 얻은 영상의 질이 좋지 않다는 점과 오직 1개의 증례 뿐이라는 제한점이 있으나, 발생 부위에서 돌출된 종괴가 파열되어 비정상적인 위치에 존재함으로써
관절 운동 제한과 함께 관절 운동시 극심한 통증 을 일으켰던 점 등은 본 증례의 특이성을 보여준 다고 할 수 있다.
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