외상성 미주 및 척추 부신경병증으로 인한 연하곤란 및 발성 장애 1예
울산대학교 의과대학 강릉아산병원 재활의학교실, 흉부외과학교실�, 신경과학교실��
송선홍∙구정회∙유동곤�∙임수빈��∙조광덕��
– Abstract –
Dysphagia and Dysphonia Secondary to Traumatic Vagus and Spinal Accessory Neuropathy
Sun Hong Song, M.D., Jung Hoi Koo, M.D., Dong Kon Yoo, M.D.*, Su Bin Lim, M.D.**, Kwang Duk Joh, M.D.**
Department of Rehabilitation Medicine, Department of Chest Surgery*, and Department of Neurology**, Gangneung Asan Hospital, University of Ulsan College of Medicine
Dysphagia was very serious problem caused by trauma, cerebrovascular accidents or degenerative disease in rehabilitation unit, and the patient with dysphagia often present with a hoarse, breathy voice as well as symptom of aspiration. The patient with vagus neuropathy had incoordination of cricopharyngeus that causes formation of the pocket or aspiration. Spinal accessory nerve lies in the same sheath as the vagus nerve, and there was some possibility of concomitant injury. The following patient had traumatic vagus and spinal accessory neuropathy by accidental trauma and had no abnormality of imaging studies. He had symptoms of dysphagia, dysphonia, and weakness of upper trapezius and sternocleidomastoid. The ampli- tude of compound motor action potential of left spinal accessory nerve was decreased and latency was delayed, too. The abnormal spontaneous activity was shown in the vagus nerve-innervated and spinal accessory nerve-innervated muscles. The videofluoroscopic swallowing study was shown severe subglot- tic aspiration. We recommended percutaneous endoscopic gastrostomy for swallowing training and speech treatment. At 6 months later, he took a soft diet himself by compensation technique. Also he had mild hoarseness. But Weakness of sternocleidomastoid and upper trapezius was continued. We report a case of vagus and spinal accessory neuropathy by accidental trauma.
Key Words: Vagus nerve, Spinal accessory nerve, Dysphagia, Dysphonia
Address reprint requests to Jung Hoi Koo, M.D.
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서 론
연하곤란은 재활 병원에 입원한 환자의 상당 부분을 차지하고 있는 중요한 증상으로 Smoot 등에 의하면 재 활 병동 입원 환자의 약 25%에서 연하곤란의 문제를 가지고 있다고 보고하고 있다.1 뇌졸중을 비롯한 중추신
경계의 손상으로 인한 경우 인두기의 장애가 대부분을 차지하고 있으며 구강기의 장애도 많이 관찰되고 있다.
연하곤란의 원인 및 증상에 대한 검사로 비디오 투시 연하 검사가 일반적으로 시행되고 있고 이의 결과에 따 라 여러 연하 곤란 치료 기법들이 사용되고 있다.
일반적인 중추 신경계 질환의 결과로 나타나는 경우
를 제외하고는 외상 및 퇴행성 변화로 인하여 연하 곤 란이 발생하는 경우도 종종 보고되고 있다.2 Smoot 등 은 LeFort III 골절 등에 의해 미주 신경병증이 유발되 어 연 하 곤 란 이 발 생 하 였 다 고 보 고 를 하 였 고1 Yoskovitch 등은 경추 골극에 의한 연하곤란 및 발성 장애를 보고하였다.2
연하곤란과 밀접히 관련되어 있는 것이 발성 장애인 데 발성 장애의 경우 뇌졸중을 비롯한 중추신경계의 이 상을 제외하고는 대개 외상으로 인한 성대 마비를 일으 키는 미주신경 분지인 회귀 후두 신경 및 상부 후두 신 경 손상이 있을 때 관찰될 수 있다. 발성 장애는 외상 이나 기타 경부의 문제로 인한 연하곤란시 대부분 동반 되는데 이는 미주신경의 손상으로 인하여 나타나는 일 반적인 증상이라고 할 수 있다. 그러나 대부분의 경우 수술이나 영상의학적 검사상 관찰되는 골절 등에 의한 경우가 보고 되고 있다.3
척추 부신경은 흉쇄유돌근 및 승모근의 지배 신경으 로 일측 손상시 근 위축이 심하게 관찰되는 대표적인 신경병증이다. Woodward 등에 의하면 90%에서 외상 으로 인한 손상이 관찰되며 경동맥 절제술이나 기타 신 장성 손상에 의해서도 발생할 수 있다고 보고하고 있 다.4,5
척추 부신경 및 미주신경병증은 임상적 경과를 포함 하여 신경 전도검사 및 침 근전도 검사를 진단의 기본 으로 삼고 있으며 특히 미주신경병증은 회귀 후두 신경 과 상부 후두 신경의 지배를 받는 근육에 대한 침 근전 도를 실시하여야 정확한 진단이 가능하다.
척추 부신경 및 미주 신경은 경부에서의 경로가 비슷 하여 손상이 같이 발생할 수 있는데 외상후 골절이나 연부조직의 이상 소견이 없이 심한 연하곤란, 발성 장 애 및 흉쇄유돌근, 승모근의 위약이 관찰된 경우는 드 물어 이에 대해 임상적 소견 및 근전도 검사 소견을 비 롯하여 재활의학과적 치료에 대해 증례를 보고하는 바 이다.
증 례
1. 주소 및 현 병력
66세 남자로 이전에 두부 손상의 과거력을 비롯하여 중추신경계 및 말초신경계의 이상병력은 없던 환자로 공사장에서 일하던 중 3미터 높이에서 추락하였으며 당 시 머리부터 땅에 닿으면서 옆으로 넘어졌다고 하였다.
추락 당시 나무판자가 쌓여 있는 곳에 추락하였으며 가 벼운 두피 외상외 출혈을 비롯한 의식 소실 등의 소견 은 없었다. 추락이후 목소리가 전혀 나오지 않았고 침 도 삼켜지지 않아 계속 뱉어 내어야 하는 증상을 호소
하였고 가벼운 두통을 제외한 구토, 시력 장애 등의 이 상 소견은 관찰되지 않았다. 추락 이후 근처 병원으로 후송되어 경추부, 뇌 자기공명영상 촬영 등을 실시하였 으나 경증의 경추부 퇴행성 병변을 제외한 이상 소견은 관찰되지 않았다.
이후 연하곤란, 발성 장애 등이 지속되어 동년 6월 2 일 본원 이비인후과 외래를 통하여 재활의학과로 입원 하였다.
2. 이학적 및 신경학적 검사
입원 초기 시진 및 촉진상 의미있는 이상 소견은 없 었으며 뇌신경 검사상 냄새 및 시각의 장애는 없었고 시야의 제한은 없었으며 안면 감각 및 운동의 장애는 없었다. 또한 청각의 장애는 검사상 관찰되지 않았고 혀를 통한 미각의 변화는 호소하지 않았으나 입이 마른 증상은 호소하고 있었다. 발성은 거의 옆사람이 들을 수 없을 정도로 약해져 있었고 심한 가성을 호소하였고 목젖은 좌측으로 편위되어 있었다. 입원 초기 턱을 옆 으로 돌리거나 어깨를 올리는 힘이 다소 떨어져 있었으 나 눈에 띄는 근 위축은 관찰되지 않았다. 혀의 위치는 거의 중립위의 위치로 측정되었다. 사지 및 척추에 대 한 이학적 검사상 변형을 비롯한 골격의 이상은 없었으 며 양측 견관절의 수동적 관절 운동 범위는 정상 범위 였으며 능동적 및 저항적 관절 운동 범위의 이상 소견 은 관찰되지 않았다. 양측 상지의 근 위약 및 감각 이 상은 관찰되지 않았다.
3. 검사실 및 방사선 소견
경추부 MRI를 실시한 결과 경미한 퇴행성 변화외 구 조적 이상 소견은 관찰되지 않았고 뇌 MRI상 이상 소 견은 없었다.
비디오 투시 연하 검사상 모든 검사 식이에서 심하게 연하 반사가 감소되어 있었고 상부 윤상 인두 부분이 심하게 강직되어 있어 개폐가 원활하지 않았고 인두기 로의 진행이 이루어지지 않고 대부분의 검체가 후두를 통하여 다량의 검체가 기도로 흡인되는 양상이 관찰되 었다.
이비인후과 검사상 좌측 연구개 및 성대 마비가 심하 게 관찰되었다.
언어 평가상 발성 부분에서 Jitter의 정상 변동폭이 1.03%인데 비해 환자의 경우 2.12%로 증가되어 있고 전기 성문 검사상 5.87%로 증가되어 있어 심하게 숨이 새는 음성이 관찰되고 있고 마찬가지로 Shimmer도 정 상의 변동율인 3.17%에 비해 음성은 11.54%, 전기 성문 검사상 20.39%로 심하게 증가되어 있었다.
4. 근전도 소견
6월 17일 실시한 신경 전도 검사 및 침 근전도 검사 상 좌측 흉쇄유돌근 및 승모근에서 기록한 양측 척추 부신경의 복합 운동 활동 전위의 잠복기는 좌측 흉쇄유 돌근에서 6.35 msec (우측 흉쇄유돌근; 2.35 msec), 좌측 승모근에서 3.30 msce (우측 승모근; 2.65 msec)로 지연되어 있고 진폭은 좌측 흉쇄유돌근에서 6.4 mV (우측 흉쇄유돌근; 12.9 mV), 좌측 승모근 에서 0.3 mV (우측 승모근; 11.0 mV)로 감소되어 있었다. 우측 갑상피열근와 윤상갑상근의 운동활동 전 위는 정상적으로 잘 유발되었는데 좌측 갑상피열근 및 윤상갑상근에서 운동활동 전위가 관찰되지 않았다. 침 근전도 상 좌측 성대근, 갑상피열근, 윤상갑상근에서 다량의 비정상 자발전위가 유발되었고 좌측 흉쇄유돌근 및 승모근에서도 소량의 비정상 자발전위가 관찰되었
다. 상기 검사 근육에서 중등도 이상의 다상성 운동활 동 전위가 유발되었다(Table 1, 2).
5. 치료 및 경과
발병후 10일경 좌측 승모근 및 흉쇄유돌근의 눈에 띄 는 위축이 관찰되었고 좌측 어깨를 잘 올리지 못하고 턱을 옆으로 돌리는 힘이 많이 감소되어 반대편의 25%
이하로 관찰되었다(Fig. 1). 재활의학과에서 연하곤란 및 발성 장애에 대해 작업 치료, 언어 치료를 실시하였 으며 비위관 삽관을 통하여 영양공급을 처방하였다. 좌 측 승모근 및 흉쇄유돌근에 대해 전기자극 치료 및 자 가 근력 강화 운동을 병행하여 처방하였다. 수상후 8주 째 연하곤란의 증세의 변화가 거의 없어 환자의 동의하 에 위루 설치술을 실시하였고 12주째 추적 비디오 투시 연하 검사를 실시한 결과 보상 기법을 사용시 흡인이
Table 1. Nerve Conduction Study of Spinal Accessory Nerve-innervated Muscles
Recording site Lat1(msec) Amp2(mV) Dist3(cm) V4(m/s)
Trapezius Rt 2.65 11.0 12 45.3
Lt 3.30 00.3 12 36.4
SCM5 Rt 2.35 12.9 10 42.6
Lt 6.35 06.4 10 15.7
1. Lat: Latency, 2. Amp: Amplitude, 3. Dist: Distance, 4. V: Velocity, 5. SCM: Sternocleidomastoid
Table 2. Needle Electromyographic Study of Spinal Accessory Nerve-innervated Muscles and Vagus Nerve-innervated Muscle
Recording site PSW1 Fibs2 MUAP3 RIP4
Trapezius + + Poly MUAP +
SCM + + Poly MUAP +
Vocalis ++ ++ - +
Cricothyroid ++ ++ - +
1. PSW: Positive sharp wave, 2. Fibs: Fibrillation potentials, 3. MUAP: Motor unit action potentials, 4. RIP: Reduced interference pattern
Fig. 1. Atrophy of left trapezius (white arrow) & atrophy of left sternocleidomastoid muscle.
A B
현저하게 감소함이 관찰됨에 따라 검사 식이만을 이용 한 연하 치료를 실시하였고 위루 영양 공급과 병행하여 실시하였다. 수상후 5개월째 좌측 승모근 및 흉쇄유돌 근의 근력은 약간 호전되어 반대편의 50% 정도로 호전 되었으며 구강-식도관을 이용한 방법보다 보상 기법을 선호한 환자의 의향을 고려하여 보상 기법을 이용한 연 하 훈련후 모든 식이에서 속도는 느리지만 섭취가 가능 하게 되었다(Fig. 2, 3). 수상후 6개월째 위루 설치술 을 제거한 후 보상기법하에 구강 식이가 흡인이 없이 가능하게 되었고 수상후 12개월째 뚜렷한 흡인의 병력 은 없으며 가정내 식이 훈련으로 충분한 영양공급이 이 루어지고 있고 발성의 진폭도 다소 올라 일반적인 의사 소통은 가능한 정도로 호전되었다. 좌측 승모근과 흉쇄 유돌근의 근력은 크게 차이는 없는 편이었으며 근 위축
은 지속적으로 관찰되고 있었다.
고 찰
미주 신경은 상위 연수의 앞외측면에서 올리브와 아 래소뇌 다리 사이의 고랑에 위치한 잔뿌리로부터 시작 된다. 이후 목 정맥 구멍을 통하여 두개골 밖으로 나가 고 이 때 아래 신경절 아래로 척추 부신경 뇌뿌리가 미 주신경과 합쳐진다. 이후 미주 신경은 인두의 수축근들 과 후두의 내기성 근육들을 지배하고 척추 부신경은 미 주신경의 인두 가지 및 회귀 후두신경을 통하여 연구 개, 인두, 후두 근육등에 분포한다. 척추 부신경의 척 수 부분은 아래로 내려가 흉쇄유돌근 및 승모근의 밑으
Fig. 2. Videofluroscopic swallowing study (VFSS). These results show delayed opening of cricopharyngeal segment on thick fluid (A) & dysphagia I diet (B) intake.
A B
Fig. 3. Videofluroscopic swallowing study (VFSS). These symptoms reduced markedly by compensatory technique (lateral chin- tuck) on thick fluid (A) & dysphagia I diet (B).
A B
로 들어가 이 근육을 지배한다.6
인두의 일차적인 목적은 발성이 아니고 연하 과정에 서 흡인으로부터 하부 기도를 보호하는 괄약근적 기능 이라고 할 수 있다.7,8 이는 음식이 후두로 들어 가는 것 을 막기 위하여 혀 뿌리부터 시작하여 후두개의 역할을 비롯하여 다양한 복합적인 역할이 필요하게 된다. 후두 개의 후향, 성대의 내전, 인두의 거상, 호흡 정지 등이 그 작용이라고 할 수 있다. 이의 원활한 작용을 위하여 제 9-11 뇌신경이 중요한 역할을 하게 된다.
머리 혹은 경부의 외상으로 인한 연하곤란의 경우 인 두기의 지연이 자주 나타날 수 있다고 보고되고 있다.
Smoot의 보고에 의하면 경돌상 골절이 있을 경우 발생 할 수 있다고 하였다.1 경돌상골과 제 1경추골사이의 공 간이 해부학적으로 1센티미터 정도 관찰되는데 이 공간 을 통하여 제 9-12 뇌신경이 지나가게 되고 이 공간의 압박으로 인한 신경 손상시 연하곤란이 나타날 수 있고 동시에 대부분 발성 장애가 동반되게 된다. 골절이 없 는 경우 일시적인 성대 마비 및 연하곤란이 발생할 수 있는데 이 경우에는 대개 좋은 예후를 보인다고 하였 다. 그러나 본 증례의 경우 골절이 없는 상태에서 매우 심한 연하곤란 및 발성 장애가 관찰되어 일반적으로 보 고된 경우에 비해 증세가 심한 편이었다.
본 증례의 경우 두개골의 기저에서의 미주 신경 및 척추 부신경의 동반손상 혹은 연수-뇌교 부위의 손상이 먼저 의심되어 뇌 자기 공명 영상촬영을 실시하였지만 이상 소견은 관찰되지 않았다. 연하 곤란 및 발성 장애 의 경우 대개 뇌 자기 공명 영상촬영을 촬영하여 두개 골내의 병변을 진단하게 된다. 그러나 본 증례의 경우 영상의학적으로 이상 소견을 발견할 수 없었고 이에 외 상으로 인한 미주신경 및 척추 부신경의 신장 손상으로 의심될 수 있는데 임상 소견 및 연하곤란 검사, 근전도 검사를 통하여 미주신경 및 척추 부신경병증을 진단할 수 밖에 없었다.
척추 부신경병증의 경우 경부의 후 삼각부위의 수술 적 손상이 가장 많은데 특히 임파선 절제술의 경우 발 생할 수 있다고 보고되고 있고 기타 경동맥 결찰술, 자 상, 방사선 조사를 비롯하여 여러 원인에 의해 발생할 수 있다.9,10 본 환자의 척추 부신경병증의 경우 초기에 는 근력 위약보다는 연하 곤란 등이 환자의 주된 문제 로 호소되기 때문에 근 위약 및 위축은 초기에 발견하 기 힘들었다. Ogino 등에 의하면 척추 부신경 손상의 경우 수술적 처치는 완전 절단이나 1년 이상 신경 재생 의 증거가 없는 경우에 고려하여 볼 수 있다고 하였는 데11 본 증례의 경우 방사선학적 이상 소견을 발견할 수 없고 재생의 증거가 근전도 상 다소 관찰되어 일단 근 력 강화 운동 및 전기 자극을 초기 치료 방법으로 설정 하였다.
일측 미주 신경 마비는 일측 성대 마비를 초래하게
되고 또한 인두의 감각 장애를 동반하게 되는데 이로 인하여 흡인을 초래하게 된다. 이 경우 대개 윤상후두 의 열림이 안되게 되어 연하곤란을 발생하게 한다. 이 는 두개골내 손상으로 인한 윤상 후두 열림의 부조화와 쉽게 혼돈될 수 있다고 한다. 부신경병증의 경우 근위 약이 승모근 및 흉쇄유돌근에서 주로 나타나게 되는데 외상으로 인한 경우 특발성의 경우에 비해 예후가 더 안 좋다고 보고되고 있다.12
임상적으로 승모근의 위축 등은 쉽게 관찰될 수 있지 만 정확한 진단을 위해서는 척추 부신경에 대한 신경 전도 검사 및 침 근전도 검사를 실시하여야 한다. 본 증례의 경우 임상적인 위축 현상이 매우 뚜렷하여 쉽게 의심할 수 있었다. 그러나 이에 비해 미주 신경병증은 후두 내시경상 일측 성대 마비가 관찰된 후 이의 확진 을 위하여 침 근전도 검사를 사용하여 진단하게 된다.
회귀 후두 신경 및 상부 후두 신경에 대한 신경 전도 검사는 오 신중13에 의하면 후두 내시경하 침 전극을 사 용하여 실시하면 가능하다고 보고하고 있지만 Dumitru D에 의하면 침 근전도 검사가 일반적인 미주 신경 혹은 회귀 후두신경 및 상부 후두신경병증 검사에 유용하다고 제시하고 있으며14 Sulica L 등15, Mys- siorek D16, Bielamowicz S 등17, Halum SL 등18에 의하면 이비인후과에서 후두 내시경하에 침 근전도를 실시하여 두 신경의 손상 여부를 확진하는 것이 미주신 경병증을 확진하는데 더 유용하다고 보고되고 있으며 이를 근거로 하여 침 근전도 검사를 미주신경병증의 확 진에 본 증례에서도 사용하였다.
미주 신경의 두 가지 중 상부 후두 신경의 지배를 받 는 윤상갑상근과 회귀 후두 신경의 지배를 받는 갑상피 열근을 모두 침 근전도로 검사하여 비정상 자발전위의 유무를 확인하게 되고 발성을 시켜서 운동활동 전위의 정상 유무를 판단하게 된다. 이를 기준으로 실시한 결 과 본 증례에서는 두 신경의 지배를 받는 각각의 근육 에서 모두 이상 소견이 관찰되었다.
연하곤란증은 환자의 기능 회복을 지연시키고 흡인성 폐렴 및 탈수증 등 여러 가지 내과적 합병증을 유발하 는 주요 원인으로 여겨지고 있다.19 연하곤란 환자의 영 양공급에 있어서 경비위관을 이용한 급식은 초기에 주 로 이용되는 비교적 간편한 급식 방법이나 환자에게 불 편하고 경비위관이 빈번히 빠지며 기계적 폐색이 발생 하며 흡인성 폐렴을 유발하는 단점이 있다. 이에 대해 김 철준 등은 3~4주 이상 연하곤란이 지속되는 경우에 는 경피적 내시경적 위루 설치술을 시행하면 사망률 및 이환율의 감소와 연관성이 있다고 보고하고 있다.20 경 피적 내시경적 위루 설치술의 적응증은 연하곤란의 기 간이 길어질 것으로 예상되는 환자나 흡인성 폐렴의 위 험성이 높은 환자, 경비위관을 시행하지 못하는 식도, 구강 및 비강의 구조적 이상이 동반된 경우, 환자의 빈
번한 무의식적 삽입관의 제거 등으로 인한 치료 실패로 정상 식이를 공급할 수 없는 환자의 경우가 많고 대개 뇌졸중 환자의 경우가 많다. 본 증례의 경우 첫 번째 이유가 적합하여 설치술을 시행하였다.
본 증례의 경우 치료 목적을 포함하여 흡인성 폐렴을 방지하기 위하여 경피적 내시경적 위루 설치술을 시행 하였고 추후 보상 기법을 이용한 독립적 식이 섭취가 가능한 시점에서 내시경적 위루 제거술을 시행하여 이 후 독립적 식사가 가능한 상태로 호전되었다.
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