SURGERY OF THE HAND

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CASE REPORT

pISSN 1598-3889∙eISSN 2234-0998 J Korean Soc Surg Hand 2011;16(4):170-174.

SURGERY OF THE HAND

JOURNAL OF THE KOREAN SOCIETY FOR

서론

Cryptococcosis는

Cryptococcus neoformans (C. neo-

formans)

에 의한 진균감염증이다. 주로 비둘기 배설물이나

오염된 토양 등에 존재하며 건강한 사람에서 감염이 없이 존 재하거나 증상을 유발하기도 하지만 대부분 후천성 면역 결핍 증, 스테로이드 치료 등의 세포면역이 저하된 환자에서 발생 한다. 모든 장기에서 발생 가능하고 특히 호흡기와 중추신경 계를 침범한 후 다른 장기로 파종되는 경우가 대부분이며, 건 초염을 일으키는 경우는 극히 드물다^1-3. 감염 경로에 있어서 직접적인 외상에 의해 일차성으로 생긴 피부 병변에 대한 보

고는 있으나 건초염을 유발한 경우는 아직 보고된 바가 없다⁴. 저자들은 methotrexate와 leflunomide를 사용 중이던 류마 토이드 관절염 환자에서 발생한 직접 외상에 의한 일차성

cryptococcus

건초염 1예를 경험하였기에 보고하는 바이다.

증례

69세 여자로 내원 4개월 전부터 발생한 수부의 중수 수지 관절을 포함한 전신의 다발성 관절통으로 본원 류마티스 내과 에서 진료를 받아왔다. 조조 강직과 단순방사선 촬영에서 양 측 중수 수지 관절에 미란이 있었고 류마토이드 인자가 양성

류마토이드 관절염 환자에서 발생한 수부의 Cryptococcus 건초염 - 증례 보고 -

Cryptococcal Tenosynovitis of the Hand in a Patient with Rheumatiod Arthritis - A Case Report -

김지환

¹

∙신동주

¹

∙변영수

¹

김성욱

¹

∙김태은

²

대구파티마병원 정형외과¹, 대구파티마병원 영상의학과²

접수일2011년 8월 2일 수정일2011년 11월 4일 게재확정일2011년 11월 15일 교신저자신동주

대구시 동구 신암동 576-31 대구파티마병원 정형외과

TEL052-940-7320 FAX052-954-7417 [email protected]

Cryptococcosis는

Cryptococcus neoformans

에 의한 진균감염으로 면역력이 억제 된 경우에 주로 발생한다. 모든 장기나 조직에 감염을 유발할 수 있으나 건초염을 유 발하는 경우는 매우 드물다. 저자들은 methotrexate와 leflunomide로 치료 받고 있 는 류마토이드 환자에서 직접적인 피부 손상으로 발생한 일차성

Cryptococcus

건초 염을 경험하였기에 보고하고자 한다.

색인단어: Cryptococcosis, 건초염, 류마토이드 관절염, 활액막 제거술, Fluconazole

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으로 나타나서 류마토이드 관절염으로 진단되어 methotrexate (15 mg/day)를 포함한 항류마토이드 약물치료를 하였다.

추시 3개월이 지나도 증상의 호전이 없어 leflunomide (10 mg/day)를 추가로 처방받고 수부와 견갑부 등에 triamcinolone (40 mg) 국소주사도 약 1-2주 간격으로 3회 정도 받 으며 지내왔다. 환자는 내원 3일전 밭에서 일을 하다가 수배부 에 찰과상을 입은 병력이 있으며, 이후 수배부의 부종과 제4중 수 수지 관절부의 압통을 주소로 류마티스 내과에서 진료를 받았다. 류마티스 관절염의 악화로 판단하고 제4중수 수지 관 절부에 triamcinolone (40 mg) 국소 주사를 2주일에 걸쳐 2 회 받았으나 증상의 호전이 없어 수상 15일경 정형외과로 의 뢰 되었다. 당시 이학적 검사상, 수배부의 전반적인 부종과 둔 통을 호소하였고 제4중수 수지관절의 압통 및 관절 운동시 동 통이 관찰되었다. 단순방사선 사진상 병변부에는 특별한 이상 소견이 없었으며 말초혈액 검사상 백혈구 11,860/mm³(정상 치: 4,400-11,000/mm³), 적혈구 침강속도 37 mm/hr (정상 치: 0-30 mm/hr), C-반응단백은 0.16 mg/dL (정상치: 0- 0.5 mg/dL)이었다. 초음파 검사상 조직내 이물질은 관찰되지 않았으며, 제4, 5 수지 신전건 주위조직의 부종, 활액막 증식 소견이 보여 류마토이드 관절염에 의한 염증성 활액막염을 의 심하에 항류마토이드 약물 복용을 하였고, 감염의 가능성도 배제할 수 없어 경구용 항생제(cefaclor 1 g/day)를 추가로 사 용하며 경과 관찰을 하였으나 호전 소견이 없었다. 2주 후 추 시 하였을 때 수배부의 부종과 동통이 증가하였고 시행한 말 초혈액 검사에서 적혈구 침강속도 73 mm/hr, C-반응단백은 2.04 mg/dL로 증가하였으며 조영증강 자기공명영상에서 제 4, 5 수지 신전건의 건초내 삼출액의 증가와 주변조직의 조영 증강 소견이 보였다(Fig. 1). 봉와직염을 동반한 감염성 건초

염의 임상적 진단하에 세척 및 광범위 활액막 제거술을 하였 고 수술 소견에서 다량의 육아조직의 증식을 동반한 건초염 소견을 보여 조직 검사를 의뢰하였다(Fig. 2). 항산균(acid fast bacilli) 염색, Gram 염색은 각각 음성이었고 periodic acid-Schiff 염색에서 붉은색으로 염색되는 내부구조와 주변 에 염색되지 않는 두터운 피막을 갖고 있는

C. neoformans

가 관찰되었다(Fig. 3). 다른 장기나 조직에 대한 검사에서 폐나 중추신경계를 포함한 다른 장기의 감염의 증거는 없었다. 이 후 fluconazole (400 mg/day)을 12주간 경구로 투여하여 증 상 호전을 얻었으며 2년 추시 관찰에서 재발이나 다른 부위에 추가적인 발병은 없었다.

고찰

C. neoformans

는 피막에 둘러싸인 효모양 진균으로 주로

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FFFFiiiigggg.... 1111.... Taxial T1-weighted fat suppressed gadolinium enhanced image at the level of distal metacarpal bone demonstrates diffuse high signal intensity surrounding exten- sor tendons (large arrows) and effusion in tendon sheaths (small arrow).

FFFFiiiigggg.... 2222.... Intra-operative photographs shows massive granulo- matous tissues around extensor tendons (arrow).

FFFFiiiigggg.... 3333.... Periodic acid-Schiff stain reveals positively stained

yeast-like fungus, C. neoformans (arrow) with foamy exu-

dates, halos, and capsules (x200).

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비둘기 배설물이나 오염된 토양 등에 존재한다. Cryptoco- ccosis는 주로 후천성 면역결핍증과 같은 기저질환으로 인한 면역억제 상태 또는 스테로이드와 면역억제 치료를 받는 환자 에서 기회감염으로 발생하는데 전형적으로 폐로 진균을 흡입 하였을 때 발생되며 혈류를 따라 전신에 파종되어 다양한 장 기에 침범할 수도 있다. 중추신경계를 흔히 침범하고 피부 병 변, 전립선염, 간염, 화농성 관절염, 골수염, 복막염 등도 가능 하다^5,6. 이 중 건초염이 발생한 경우는 국외 2예와 국내 1예만 보고되었을 뿐이다^1-3.

감염 경로에 있어도 직접적인 손상에 의한 일차성 피부감염 에 대한 보고는 있으나 건초염에 대한 일차성 감염에 대한 보 고는 없다⁴. 본 증례에서는 환자가 밭일을 하던 중 손에 외상 을 입은 후 증상이 발현하였고 창상 주위로 건초염이 진행하 였으며 폐나 중추신경계 등 다른 장기를 침범한 증거도 없었 던 점으로 창상을 통한 피부 감염이 발생한 상태에서 국소주 사를 통해 균이 건막으로 파급되었을 것으로 생각된다.

폐 이외의 장기를 침범한 국소 병변의 경우 조직병리학적 검사나 균 배양을 통해 확진하는데 의료진의 판단 오류로 진 단이 지연되는 경우가 상당히 많은 것으로 보고되고 있다¹. 자 기공명영상 소견도 세균성 감염과 구별이 뚜렷하지 않는 경우 가 대부분이다. 본 증례의 경우도 봉와직염과 화농성 건초염 의심하에 수술을 시행하였고 수술 조직의 병리학적 검사를 통 해

C. neoformans

로 확진하였다.

C. neoformans

에 의한 국소적 감염으로 확진 된 경우 다른 부위의 증상이 없더라도 폐와 중추신경계 등의 주요 장기의 감염 가능성을 배제하기 위하여 흉부 단순 방사선 사진으로 폐 병변을 확인해야하고 혈액과 뇌척수액에서

cryptococcus

항원 검사와 배양 검사 그리고 컴퓨터 단층촬영 등을 시행해 야 한다^1-3. 본 증례의 경우 다른 장기나 조직에 대한 검사에서 중추신경계를 포함한 다른 장기의 감염의 증거는 없었다.

C. neoformans

를 포함한 진균성 건초염은 세균성 건초염 에 비해 경과와 증상이 아급성 또는 만성인 경우가 대부분이 고 약물치료에 반응하지 않는 경우가 많다⁷. 치료의 선택은 감염 부위와 환자의 면역상태에 따라 선택해야 한다⁸. 건초염 의 경우는 아직 정립되지 않았으나 활액막 제거술 후 flu- conazole을 치료용량(400 mg/day)으로 1개월간 사용한 후 저용량(200 mg/day)으로 6개월간 유지한 경우, amphotericin B (30 mg/day) 정주와 flucytocine (100 mg/kg/day) 경구투여의 병행요법을 6주간 사용으로 치료한 경우가 있었다^1,2. 국내 보고의 경우는 활액막 제거술 후 amphotericin B (0.7 mg/kg/day) 정주 후 저용량 fluconazole (200 mg/day) 경구투여로 호전되었다³. 본 증례의

경우 활액막 제거술 후 12주간의 fluconazole (400 mg/day) 경구투여로 후 호전되었다.

저자들의 증례는 류마토이드 관절염의 치료를 위해 methotrexate와 leflunomide의 사용으로 면역이 억제된 상 태인 환자였다^9,10. 면역이 억제된 상태에서 수배부에 발생한 외상에 의해 감염이 발생한 일차성

cryptococcus

건초염 1예 를 경험하고, 면역억제 환자에서 외상 후에 감염이 발생했을 때 적절한 치료에도 불구하고 병변의 호전이 없는 아급성 양 상의 감염이 지속될 경우에 cryptococcosis의 가능성도 반드 시 고려해야 할 것이라 판단되어 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

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- A Case Report -

Ji-Hwan Kim, MD

¹

, Dong-Ju Shin, MD

¹

, Young-Soo Byun, MD

¹

, Sung-Wook Kim, MD

¹

, Tae-Eun Kim, MD

²

1Department of Orthopedic Surgery, Daegu Fatima Hospital, Daegu, Korea

2Department of Radiology, Daegu Fatima Hospital, Daegu, Korea

Cryptococcosis is a fungal infection caused by Cryptococcus neoformans which is frequently occurred in the immunosuppressed host. Any organ or tissue may become infected, however, tendon sheath infection is extremely rare. We report a case of primary cryptococcal tenosynovitis after direct skin injury in a patient with rheumatoid arthritis who has been treated with methotrexate and leflunomide.

Keywords:Cryptococcosis, Tenosynovitis, Rheumatoid arthritis, Synovectomy

Received:August 2, 2011Revised:Novemmber 4, 2011 Accepted:Novemmber 15, 2011

Correspondence to:Dong Ju Shin, MD

Department of Orthopaedic Surgery, Daegu Fatima Hospital, 576-31 Sinam-dong, Dong-gu, Daegu 701-600, Korea

TEL:+82-52-940-7320 FAX:+82-52-954-7417 E-mail:[email protected]