Vol. 11, No. 2, June, 2004
서 론
수지상 지방종(lipoma arborescens)은 나뭇가지
모양의 지방종성 증식을 특징으로 하는 드물게 발생되는 관절내 종양성 질환이다1-3). 보통 이 질 환에서 나타나는 관절액의 양상은 맑게, 비염증 성으로 나타나며 비교적 양호한 임상 경과를 보
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＜접수일：2004년 2월 2일, 심사통과일：2004년 4월 8일＞
※통신저자：박 원
인천광역시 중구 신흥동 3가 7-206 인하대병원 류마티스내과
Tel：032) 890-3483, Fax：032) 882-6578, E-mail：[email protected]
혈관절증으로 발현된 무릎 관절의 수지상 지방종 1예
인하대학교 의과대학 내과학교실, 정형외과학교실*, 방사선과학교실**
송정수․박보형․김은아․김려섭*․박선원**․박 원
= Abstract =
A Case of Lipoma Arborescens of Knee Presenting as Hemarthrosis
Jung Soo Song, M.D., Bo Hyoung Park, M.D., Eun Ah Kim, M.D., Ryuh Sup Kim, M.D.*, Sun Won Park, M.D.**, Won Park, M.D.
Departments of Internal Medicine, Orthopedics* and Radiology**, Inha University College of Medicine, Incheon, Korea
This report describes a patient with lipoma arborescens presenting as hemarthrosis of a knee with intraosseous lesions. A 44-year old woman complained of pain and swelling of left knee.
Arthrocentesis resulted in bloody effusion. Magnetic resonance images showed villous projecting frondlike fatty soft tissue proliferation in the suprapatellar pouch and ovoid intraosseous lesions in proximal tibia. The soft tissue mass was removed through arthroscopic synovectomy and the biopsy of the mass confirmed the diagnosis. The intraosseous lesions were not considered as a cause of hemarthrosis. We failed to find the exact cause of hemarthrosis. The patient remained asymptomatic after removal of the mass for 10 months. As far as we know, this is the first report of hemarthrosis associated with lipoma arborescens in korea.
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인다. 드물게 관절 내에 혈성 또는 장액혈액성 (serosanguineous) 관절액이 나타난 보고도 있다4,5). 그러나 국내에서 혈관절증이 동반된 수지상 지방 종에 대한 보고는 없다.
저자들은 정강뼈 속의 병변과 함께 한쪽 무릎 에 혈관절증으로 나타난 수지상 지방종 1예를 경험하고 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
증 례
환 자: 44세 여자
주 소: 좌측 무릎의 통증과 종창
현병력: 환자는 내원 3년 전부터 간헐적으로 좌측 무릎에 통증이 있었으며 특히 많이 걸은 후에 통증 이 발생되었다. 내원 2주일 전부터 좌측 무릎에 통 증이 심해지면서 무릎이 부어 본원 류마티스내과를 방문하여 좌측 무릎 관절 천자를 시행한 결과 40 mL 정도의 혈성 관절액이 흡인되어(그림 1) 정밀검 사를 위해 입원하였다.
과거력 및 가족력: 특이 사항 없음.
신체검사: 내원 당시 활력징후는 정상이었다. 흉부 청진과 심음은 정상이었고 다른 전신의 신체검사에 서 이상 소견은 없었다. 좌측 무릎은 부어 있었으며 촉진 시 약간의 압통이 생겼고 팽출 징후(bulging sign)
와 무릎뼈의 뜬 느낌(ballottement of patella)이 저명 하였다. 좌측 무릎 관절의 운동 영역은 정상이었다.
검사실 소견: 입원 당시 시행한 말초혈액 혈구수 계산에서 백혈구 10,500/mm3, 혈색소 11.3 g/dL, 혈소 판 281,000/mm3였고 적혈구 침강속도는 15 mm/시간 이었다. C반응단백, 항핵항체, 류마티스인자, 한랭글 로불린 등은 모두 음성이었다. 소변검사 및 다른 검 사에서 이상 소견은 없었다. 좌측 무릎 관절에서 뽑 은 혈성 관절액에서는 백혈구 260/mm3 (림프구 90%), 적혈구 160,000/mm3이었으며 크리스탈은 발견되지 않았다. 관절액의 그람염색과 배양검사에서 발견되 거나 배양된 세균은 없었으며 결핵균 도말검사와 배 양검사도 음성이었다.
방사선 검사: 무릎의 단순 방사선 사진에서 좌측 무릎 연부조직의 종창과 정강뼈 근위부에 연골하 낭 종(subchondral cyst)처럼 보이는 용해성 골병변이 관 찰되었다(그림 2). 좌측 무릎 관절의 자기공명영상에 서는 팽창된 무릎뼈위낭(suprapatellar pouch)에 다량 의 관절액이 존재하고 그 안에 융모형 증식을 보이 는 종괴가 관찰되었다. 이 병변은 T2 강조영상(TR /TE: 4016/105)에서 중간의 신호강도를 보이고 T1 강 조영상(TR/TE: 400/10)에서 높은 신호강도를 보이고 지방억제 T1 강조영상(TR/TE: 766/9)과 지방억제 T2 강조영상(TR/TE: 4083/105)에서 낮은 신호강도를 보
Fig. 1. Bloody joint fluid was aspirated in patient's left knee (after centrifugation).
Fig. 2. Plain knee X-ray shows osteolytic lesion on left proximal tibia (square).
였다. 가돌리움 조영증강 지방억제 T1 강조영상 (TR/TE: 766/9)에서도 융모형 증식을 하는 지방종성 종괴와 함께 만성 활막염을 시사하는 조영이 잘 되 는 두꺼운 활막이 관찰되었다(그림 3). 이러한 소견 은 수지상 지방종에 합당하였다. 이와 함께 좌측 정
강뼈 근위부에 관절면을 따라 타원형의 T2 강조영 상에서 높은 신호강도를 보이고 T1 강조영상에서 낮은 신호강도를 보이는 타원형의 종괴들이 관찰되 었다. 정강뼈 안에 존재하는 이 병변들의 신호강도 는 지방조직과 다르게 나와서 수지상 지방종의 뼈 Fig 3. MRI shows fronded papillary projecting soft tissue lesion (round) that was suppressed signal intensity on the fat suppression T2 weighted images (TR/TE: 4083/105, flip angle: 90) (A). Gadolinium enhancement fat suppression T1 weighted image (TR/TE: 766/9, flip angle 90) also shows papillary projecting soft tissue with suppressed fat signal intensity and thickened synovium with prominent contrast enhancement (B). In the proximal tibia, two or three ovoid slightly enhancing lesions were found (square).
B A
Fig. 4. Arthroscopy shows multiple, yellowish, globular, and fronded papillary projecting soft tissues were found in the patellofemoral (A) and medial compartment (B) of the left knee.
A B
침범으로 볼 수는 없었고 육아조직이나 판누스 (pannus)에 의한 병변으로 추측되었다(그림 3).
관절내시경 소견: 좌측 무릎 관절에서 관절내시경 을 시행한 결과 무릎뼈위낭과 무릎 관절의 내측 구 획(medial compartment)에 노란색을 띠고 둥근 모양 또는 융모 모양을 보이며 나뭇가지 모양으로 펼쳐지 는 여러 개의 돌기들이 관찰되어 수지상 지방종에 합당한 소견을 보였다(그림 4). 관절내시경상에서 무 릎 관절 내에 출혈을 일으킬 만한 병소는 찾지 못하 였다. 정강뼈의 표면은 깨끗했고 수지상 지방종이 뼈 안으로 침범된 흔적이나 다른 병적인 소견을 발 견할 수 없었다.
조직검사: 관절내시경을 시행한 종괴는 육안적으로 는 융모 모양의 지방종이었고 현미경적 검사에서는 성숙한 지방세포가 종괴의 대부분을 차지하고 활액 막세포가 증식 및 비후된 소견이 관찰되어(그림 5) 수지상 지방종에 합당하였다.
치료 및 경과: 환자는 관절내시경으로 활막제거 수 술을 받고 3일 후에 별 문제없이 퇴원하였으며 수술 후 10개월간 외래에서 추적하였으나 좌측 무릎에 통 증은 없었으며 수지상 지방종이나 혈관절증이 재발 한 증거를 발견할 수 없었다.
고 찰
수지상 지방종은 원인이 명확하지 않은 양성의 지
방 증식성 활막 질환으로 드물게 발생된다. 이 질환 은 보통 무릎 관절의 무릎뼈위낭을 단측성으로 침범 하지만 손목, 팔꿈치, 어깨, 발목, 고관절 등 다른 관 절을 침범하는 경우도 있다2,6-8). 증상은 주로 침범된 관절의 통증, 종창, 운동 장애 등으로 나타난다2,9). 조직검사에서는 활막하 조직이 성숙한 지방세포로 대체된 소견을 보이는 것이 특징이다1). 이 질환에 의해 발생되는 관절액의 성상은 거의 대부분이 맑은 담황색의 비염증성 활막액의 소견을 보인다3). 현재 까지 혈성 관절액을 보였다는 보고는 Edamitsu 등4) 이 보고한 1예가 있지만 이 증례에서는 자기공명영 상을 시행하지 않았으며 혈성 관절액이 나온 원인도 명확하지 않았다. Burgan5)은 수지상 지방종이 침범 된 무릎 관절에서 60 mL 정도의 장액혈액성 관절액 이 관찰된 예를 보고하였지만 이 역시 그 원인을 명 확히 밝히지 못하였다.
본 증례의 경우 혈성 관절액을 흡인한 후 관절 내 의 악성 종양이나 색소 융모 결절성 활막염(pig- mented villonodular synovitis)을 의심하였으나 자기공 명영상에서 수지상 지방종의 특징적인 소견이 나타 남으로 인해 쉽게 진단을 내릴 수 있었다. 또한 자 기공명영상에서 정강뼈의 타원형 병변을 발견하였 다. 비록 관절 내시경에서 정강뼈의 표면이 정상 소 견을 보여 뼈 안의 병변을 확인하는 데는 실패하였 지만 자기공명영상에서 보이는 소견으로는 관절면과 접하고 있는 근위부 정강뼈의 병변이 수지상 지방종 의 직접적인 침범은 아닌 것으로 보이고 육아 조직 이나 판누스의 침범으로 보인다. 이 뼛속 병변이 혈 관절증의 직접적인 원인이었는지는 확인할 수 없었 다. 그러나 임상 경과가 양호하고 혈관절증이 재발 하지 않은 점으로 보아서는 이 뼛속 병변이 혈관절 증의 원인이라기보다는 혈관절증과는 관련이 없이 우연히 발견된 연골하 낭종과 비슷한 병변일 가능성 이 많다.
자기공명영상에서 나타나는 수지상 지방종의 병변 은 독특하며 자기공명영상은 이 질병의 정확한 진단 에 많은 도움을 준다3,8,10). 자기공명영상에 수지상 지 방종과 동반되어 나타나는 병변에는 관절 삼출(joint effusion), 퇴행성 변화, 초승달 째짐(meniscal tear), 활 막낭종, 골미란(bone erosion), 연골종증(chondroma- tosis), 무릎뼈 부분탈구(patellar subluxation), 원반모양 Fig. 5. Microscopy of the mass shows almost com-
plete replacement of the subsynovial tissue by mature fat cells compatible with lipoma arbo- rescens (H&E ×100).
초승달(discoid meniscus) 등이 있다11). 국내에서도 수 지상 지방종에 관한 증례 보고12-15)들이 소수 발표되었 지만 혈관절증이 동반된 보고는 이 증례가 처음이다.
본 증례의 의미는 수지상 지방종은 드물게 발생되 지만 혈관절증으로도 발현될 수 있다는 것이다. 이 런 경우 혈관절증이 주로 나타나는 관절 내 악성 종 양, 색소 융모 결절성 활막염, 활막 연골종증, 활막 혈관종 등의 질환과 감별해야 하며 자기공명영상이 감별진단에 많은 도움을 줄 수 있으므로 단순 방사 선 사진에서 원인이 규명되지 않는 혈관절증이 발생 된 경우에 자기공명영상을 반드시 시행해야 하며 그 원인을 규명하기 위해서는 관절 내의 병변뿐 아니라 뼛속의 병변도 관찰해야 할 것으로 생각된다.
요 약
저자들은 혈관절증으로 발현하여 자기공명영상으 로 진단되어 관절내시경으로 제거한 후 관절통이 호 전된 수지상 지방종 1예를 경험하고 문헌고찰과 함 께 보고하는 바이다.
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