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￭S-587￭
Adalimumab으로 성공적으로 치료된 장피누공을 동반한 소화기 베체트병 환자 1예.
한양대학교 의과대학 내과학교실
*임동휘, 엄완식, 김태환, 전재범, 최찬범
서론: Adalimumab은 종양괴사인자 차단제로 최근 류마티스 질환 및 염증성 장질환, 건선 같은 면역질환에 사용되고 있다. 저자들은 장피누 공을 동반한 소화기 베체트병으로 진단된 환자를 adalimumab으로 치료한 증례를 경험하였기에 보고하는 바이다. 증례: 30세 남성이 급성 충수돌기염에 의한 것으로 생각되는 우하복부 통증으로 타원에서 복강경하 충수돌기 제거술 및 배액술을 시행받았다. 수술 후 지속되는 발 열로 본원 외과로 내원하였다. 기저 질환은 없었으나 잦은 구강 및 성기 궤양 발생력이 있었고 내원 당시 우측 발등의 피부 병변이 관찰되었 다. 내원 후 수술부위 감염을 의심해 항생제를 사용했으나 발열이 지속되어 베체트병 및 염증성 장질환에 대한 감별을 위하여 대장내시경을 시행하였다. 대장내시경에서 상행 결장 및 말단 회장부에 다수의 궤양성 병변이 관찰되었다. 대장 조직 검사에서 호중구성 혈관염이 관찰되 었고 우측 발등의 병변 피부 조직 검사에서도 호중구성 혈관염이 관찰되었다. 이에 소화기를 침범한 베체트병으로 진단해 스테로이드와 MTX를 병용 투약하여 환자는 발열 및 수술 부위 상처가 일부 호전되어 퇴원하였다. 그러나 두 달 후 환자는 복벽 농양이 발생해 타원에서 절개배농 시행 후 다시 내원하였다. 복부 전산화단층촬영에서 회장 말단부의 장피누공 및 주변부 농양이 관찰되었다. 이에 베체트병 진행에 의한 장피누공의 발생으로 간주해 adalimumab을 2주 간격 피하 주사하였다. 동시에 항생제를 투약하였다. 두 차례의 adalimumab 주사 후 추적 복부 전산화단층촬영을 시행하였다. 내원 당시 관찰된 장피누공은 소실됐고 주변부 농양도 거의 관찰되지 않았다. 환자는 2주 간격 adalimumab 피하 주사 및 MTX 투약을 하며 외래 추적하기로 하였다. 퇴원 후 외래에서 관찰한 환자 질환상태는 매우 안정적이고 약제 부작 용은 없었다. 그리고 추적 대장내시경을 시행해 장관 내 궤양이 호전됨을 확인하였다. 결론: 지금까지 adalimumab을 통한 베체트병 치료 증 례는 해외 보고는 있었으나 국내에서는 아직 보고가 없는 상태이다. 본 증례는 소화기를 침범한 베체트병 치료에 있어 종양괴사인자 차단제 중 하나인 adalimumab이 효과적으로 사용될 수 있음을 시사한다.
￭S-588￭
Refractory SAPHO syndrome treated successfully with Etanercept
고려대학교 안암병원1, 고려대학교 안산병원 류마티스 내과2
*Ye Ji Kim
1, Sung Jae Choi
2SAPHO syndrome, which has different skin change and osteoarticular inflammation, is an acronym that stands for synovitis, acne, pustulosis, hyperostosis and osteitis. We report a case with refractory SAPHO syndrome, which was successfully treated with TNF–α blocker. A 28 year-old man came to our hospital for evaluation of right hip joint pain. His hip pain had started 1 year ago. On physical examination, the patient has pain, tenderness on his right hip joint. Acne was seen in his face and scalp. HLA-B27 was negative. Pelvis MRI showed both side sacroilitis.
Technetium-99m bone scan revealed increased uptake in both sternocleidoclavicular area and left medial tibial condyle. Biopsy of skin lesion showed acute suppurative inflammation, compatible with acne vulgaris. He was diagnosed with SAPHO syndrome. He was treated with NSAIDs and oral prednisolone, and methotrexate, sulfasalazine, and pamidronate. Despite adequate treatment during 3 weeks, right sacroiliac joint pain continued to demonstrate waxing-and-waning course. In the light of the refractory SAPHO syndrome, treatment with subcutaneous etanacept at doses of 25 mg twice a week was started. After 1 week the treatment, he had improved arthritic symptoms. Treatment was generally well tolerated in our case, with no serious adverse event. This case demonstrates that TNF- α blockers seem to represent an effective therapeutic option in refractory SAPHO syndrome. It is rare case of TNF- α blocker treated refractory SAPHO syndrome in Korea, so we report this case.
