VOLUME 13, NUMBER 4, December 2008
Soft Tissue Osteochondroma of the Hand - A Case Report-
Chan-Woong Moon, M.D., Hyoung-Min Kim, M.D., Youn-Soo Kim, M.D., Kee-Haeng Lee, M.D., Changhoon Jeong, M.D., Kyung-Ji Lee, M.D.
1, Youn-Tae Roh, M.D., Il-Jung Park, M.D.,
Department of Orthopedic Surgery, Clinical Pathology1, Holy Family Hospital, The Catholic University of Korea
A soft tissue osteochondroma is an infrequently encountered benign cartilaginous tumor. The diagnosis should be considered when a discrete, ossified mass which is localized in the soft tissues. We present a patient with a painless soft tissue osteochondroma that developed in the hypothenar area of the hand. A review of the literature regarding this uncommon lesion is also presented.
Key Words: Soft tissue, Osteochondroma
서 론
골연골종은 전형적으로 장골의 간단부(metaph- ysis)에서 발생하는 가장 흔한 양성 골 종양이지만, 연부조직에 발생한 연골성 종양이나 골연골성 종양은 비교적 드문 종양으로 알려져 있다. 그 중 대부분은 연골성 종양이며, 연부조직에 발생한 골연골종은 매우 드문 종양이다1-3. 저자들은 좌측 수부에 발생한 연부조
직 골연골종 1예를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보 고하는 바이다.
증 례
41세 남자 환자가 3년전부터 발생한 좌 수부 소무지 구(hypothenar) 부위의 무통성 종괴를 주소로 내원 하였다. 과거력상 특별한 외상력은 없었다. 이학적 검 사상 좌 수부 소무지구 부위에 약 3×2 cm 가량의 약 간의 유동성을 가지는 단단한 종괴가 촉지 되었고, 소 지가 외전 되어 있었으나(Fig. 1), 수부의 관절 운동 범위 및 수지의 신경 혈관 검사는 정상이었다. 혈액 검사 및 요 검사상 특이한 소견은 없었다.
단순 방사선 소견상 2.5×2 cm 크기의 비교적 경계 가 분명하고, 엽상 구조를 가지는 골성 종괴가 제 4,5 중수골 사이에 위치하고 있었다(Fig. 2). 자기공명영 상(MRI) 소견상 좌 수부 수장부의 수지 굴곡건, 수장 부 골간근 그리고 소무지구근 사이에 위치하는 성숙된 골성 종괴가 있었고 일부에서는 제 5 중수골과 가관절
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가톨릭대학교 의과대학 성가병원 정형외과, 임상병리과1
문찬웅∙김형민∙김윤수∙이기행∙정창훈∙이경지1∙노연태∙박일중
통신저자: 박박 일일 중중
경기도 부천시 원미구 소사동
가톨릭대학교 의과대학 성가병원 정형외과학교실 TEL: 032-340-2260, FAX: 032-340-2671 E-mail: [email protected]
Fig. 1. Preoperative clinical photograph of firm, palpable mass on the hypothenr area of the left hand (wide arrow). The abduction position of the little finger is noted (narrow arrow).
Fig. 2. Preoperative plain radiographs of the left hand demonstrate a well-circumscribed, ossified mass projecting between the fourth and fifth metacarpal bone.
Fig. 3. Magnetic resonance imaging reveals a relatively well-circumscribed, ovoid osseous mass about 2.5×2 cm in size between the flexor tendon and hypothenar muscle. A pseudoarticulation has formed with the fifth metacarpal bone.
Fig. 4. 3D-Computed tomography shows no clear association with the adjacent metacarpal bone.
(pseudoarticulation)을 이루고 있었으나, 직접적인 연결을 확인하기는 어려웠다. 주위 연부조직의 신호 강도(signal intensity) 변화는 관찰되지 않았다 (Fig. 3). 3차원 컴퓨터 단층촬영(3D CT)에서 이 종 괴는 제 4,5 중수골과 연결성을 갖지 않고, 골 주위 연부조직 내에 존재하였다(Fig. 4).
액와 마취하에 수장부 소무지구 부위에 약 4 cm의 종적 절개를 가하였다. 종괴는 비후된 피막에 의해 둘 러 싸여 있었고, 주위의 골성 혹은 건성 구조물과 연 결되어 있지 않아 피막을 절개한 후 쉽게 제거되었다.
적출된 종괴의 내부는 망상골로 이루어져 있었고, 그 주위로 잘 발달된 연골모가 관찰되었다. 병리 조직 검 사상 종괴의 중심부는 성숙한 골소주(trabecula)로 구성되어 있었고, 주위는 초자연골(hyaline carti-
lage)로 이루어진 연골내 골화(enchondral ossifica- tion)의 소견을 보였다(Fig. 5). 병리 조직 소견 및 임상 소견, 수술시 소견을 종합하여 연부조직에 발생 한 골연골종으로 최종 진단하였다. 수술 후 방사선 사 진에서 병변은 완전히 제거되었으며(Fig. 6), 술 후 12개월 추시상 재발의 소견은 없고, 소지의 외전 변형 은 호전되었다.
고 찰
연부조직에 발생한 골연골종은 드물게 보고되고 있 으며1-3, 연부조직 골연골종(soft tissue osteochon- droma), 피막내 골연골종(intracapsular osteo- chondroma), 골외 골연골종(extraskeletal osteo- Fig. 5. (A) Macroscopically, a well-encapsulated ovoid osseous mass is covered with cartilage cap and fibrous capsule. (B) Histopathologic examination shows fibrous capsule covering the well-developed, mature hyaline cartilage that gradually changes into mature trabecular bone (H&E, ×100).
Fig. 6. Postoperative radiograph demonstrates absence of the osseous mass.
chondroma), 골화성 연골종(ossifying chondro- ma) 등으로 불리우고 있다. 새로운 WHO 분류에서 는 연부조직 연골종(soft tissue chondroma)의 아형 으로 분류하고 있으며 골화의 정도에 따라 이 둘을 구 분하고 있다. 정확한 발생 기전은 밝혀지지 않았지만 주위 관절이나 건활액막의 연부조직 화생(metapla- sia)으로 추정하고 있다1.
모든 연령대에서 발생할 수 있지만 주로 30세에서 60세 사이에 호발한다. 대개는 서서히 자라는 종괴를 주소로 하며, 종괴는 전형적으로 경계가 잘 지워지는 엽상의 구조를 가지고 있고, 그 크기는 2 cm를 넘지 않는다4. 대부분의 증례들에서 초기에는 무증상의 종괴 를 호소하였지만 시간이 지나면서 점차로 국소적 압 통, 관절운동 제한, 활동시 동통과 같은 증상을 호소 하였다. 본 증례의 경우 41세 남자 환자로 종괴의 크 기는 2 cm 이상이었다. 종괴로 인한 동통은 없었지 만, 좌 수부 소지가 외전 되어 있었는데 이는 종괴가 제 4,5 중수골 사이로 자라나 있었고, 이 종괴로 인하 여 수장부 골간근이 밀려나 정상적인 수지의 내전이 불가능하였기 때문으로 생각된다.
연부조직 골연골종의 호발 부위에 대해서는 저자마다 약간의 이견이 있다. Reith 등5은 슬관절내 지방체 (fat pad)와 관절 피막(joint capsule)에서 가장 호발 한다고 하였고, Holmen 등6은 슬관절, 족부, 족근관 절 주위에서 호발한다고 하였으나, Lim 등7은 수부와 족부 특히 수지에서 가장 흔하게 발생한다고 하였다.
연부조직 골연골종의 진단은 연부조직에 잘 구분된 골성 종괴가 있을 때 고려해야 한다1. 이때 감별해야할 질환으로는 화골성 근염(myositis ossificans), 종양 성 석회증(tumoral calcinosis), 활액막 연골종증 (synovial chondromatosis), 연부조직 골육종(soft tissue osteosarcoma), 연골육종(chondrosarco- ma) 그리고 기괴 방골성 골연골성 증식증(Bizarre Parosteal Osteochondromatous Proliferation, BPOP or Nora’s lesion)등이 있다1,8.
화골성 근염은 발생 초기에는 골형성을 관찰할 수 없으며, 수 주 이내에 크기의 변화가 있을 수 있고, 성숙되어 단단한 골화 종괴로 된 후 대개는 근육내나 장골에 부착 된다. 병리학적으로 중앙 부위에서 가장 자리로 가면서 세포들의 미분화 증식에서부터 성숙과 골화가 특징적으로 나타나는 대현상(zonal phenom- enon)을 보이며 연골모를 형성하지 않아 연부조직 골 연골종과 감별이 가능하다. 종양성 석회증은 주위와 경계가 명확하고 분엽상의 석회화 종물이 층판을 형성 하며 방사선 소견상 종물내에 골소주를 형성하지 않는 다9. 활액막 연골종증은 특히 관절외에서 발생한 경우 감별이 어려우나, 일반적으로 관절내나 관절 주위에
연골성 혹은 골연골성 병변이 다발성으로 발생하는데 비해, 연부조직 골연골종은 관절로부터 멀리 떨어진 부위에 단발성 골 종괴를 가진다1. 연부조직 골육종은 종괴의 중심부에서 골원성 성분이 분열된 배열로 나타 나고 방사선 소견상 종괴내의 불규칙한 석회화와 골화 가 나타나는 것으로 감별할 수 있다. 연골 육종은 연 부조직 종괴내에 산재한 비정형의 석회화나 골화를 보 이며 종양의 중앙부에 골 형성인자가 분열성의 배열을 하고, 병리학적으로 변연부는 섬유성이고 중앙부가 골 화를 보이는 양상이다5. 수부의 중수골 주위에서 발생 하였고, 종괴와 숙주골간에 골수강 연결이나 피질골의 연결이 관찰되지 않았다는 점에서 기괴 방골성 골연골 성 증식증과도 구별이 필요하다. 그러나 기괴 방골성 골연골성 증식증은 조직학적으로 연골, 골, 방추상 세 포(spindle cell)로 구성되어 있으며 연골은 방추상 세포나 섬유성 세포 배경 안에 정렬되어 있다. 연골은 세포밀도가 높으며 큰 연골세포를 포함하고, 골화는 골연골종보다 더 불규칙하게 나타난다10.
이전 외상과의 관계는 확실하지 않으며, 수술적 제 거 후 재발이나 악성화는 일어나지 않는다고 알려져 있다. 저자들의 경우에도 수술 후 12개월 추시상 현재 까지 재발의 소견은 보이지 않고 있다.
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matous proliferation of the hands and feet. Australas Radiol. 1995;39:401-4.
