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Ureteroarterial Fistula: A Case Report

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Academic year: 2021

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요관 동맥루(ureteroarterial fistula)는 이전 골반수술의 과 거병력, 장기간의 요관카테터 삽입, 방사선치료, 혈관수술, 혈 관염 등에 의해 발생할 수 있는 매우 드문 합병증으로 국내 문 헌에는 아직 보고된 바가 없다. 원인으로 확실히 밝혀진 것은 없으나 광범위한 외과적 절제와 방사선 치료 후 섬유화에 따 른 요관 허혈 및 국소적 요관괴사 와 염증 등에 의해 발생하 는 것으로 추정하고 있다(1-3).

저자들은 대량의 혈뇨를 주소로 내원한 69세 여자환자에서 2차례의 혈관조영술을 통해 요관-장골동맥루를 확인하였기에 문헌고찰과 함께 이를 보고하고자 한다.

증례 보고

69세 여자환자가 혈뇨와 하복부 동통을 주소로 내원하였다.

환자의 과거력상 2년 전 자궁경부암으로 광범위 자궁절제술 및 양측 부속기 절제술, 양측 임파선 절제술을 시행 받았으며 추 가로 항암 화학요법 및 방사선 치료를 시행 받았다. 6개월 전 추적 컴퓨터 단층 촬영(CT)에서 양측 수신증이 발생하여 요 관 카테터 삽입 후 3개월 마다 카테터 교환을 받아 오던 환자 였다. 입원 당시 생체징후는 특이사항 없었으며 이학적 검사상 복부에 만져지는 종괴나 압점은 없었다. 실험실 검사상 혈중 헤모글로빈 4.3 g/dL, 헤마토크리트 13.9%로 매우 낮은 상태 였으며 혈중 blood urea nitrogen/creatine (BUN/Cr)은 45.8/3.30 mg/dL로 급성 신부전소견을 보이고 있었다. 이어 시행한 전산화 단층촬영술(CT)에서 양측 수신증과 신문부에 혈종이 있었다. 또한, 방광 내에 커다란 혈종이 있었다(Fig. 1).

환자는 방광경하 에서 혈종제거술 및 양측 요관 카테터 교 환술을 받았고 당시 관찰한 방광내부는 뚜렷한 출혈 지점이 없 었으나 우측 요관 입구에서 검붉은 색이 미세한 혈뇨 유출 소

견이 발견되어 저자들은 우측신장 혹은 요관에서 발생한 혈관 이상으로 인한 출혈로 생각하고 혈관조영술을 시행하였다.

혈관조영술상 우측신장에 명확한 동정맥루나 가성동맥류, 조 영제의 혈관 외 유출 등의 출혈소견은 보이지 않았고 골반동 맥 조영술상에서는 우측 외장골동맥이 요관과 교차하는 부근 에서 작은 가성동맥류가 있었으나 그 당시에 저자들은 구불구 불한 혈관으로 생각하고 간과하였다(Fig. 2). 그 후 환자는 대 량혈뇨가 자연 소실되어 중환자실에서 보존적 치료를 하던 중 일주일 후 대량의 혈뇨 및 수축기 혈압의 급강하 소견을 보여 응급으로 혈관 조영술을 재시행하였다. 혈관조영술 시행 당시 에는 혈뇨가 멈춘 상태이었고 첫 번째와 같이 양측 신장동맥 과 골반 동맥에 특이소견을 찾을 수가 없었다. 저자들은 인위 적으로 출혈을 유도한 상태에서 혈관조영을 하기로 계획하고 방광 카테터를 움직여 방광에 자극을 주자 출혈이 다시 시작 되었다. 이어서 촬영한 골반 동맥 조영술 상에서 우측 외장골 동맥과 요관이 만나는 부위에서 가성동맥류가 있었고 이를 통 해 요관으로 직접적인 조영제 유출이 관찰되었다(Fig. 3).

환자는 생체 징후가 불안정한 상태에서 당장 준비된 이식편 스텐트가 없어 응급으로 수술을 시행하였고 수술방법은 외장 골동맥 결찰술을 통해 출혈부위의 혈류를 차단하고 내장골동 맥 대퇴동맥 우회술을 시행하여서 하지 혈류를 확보하였으며 요관은 특별한 처치 없이 요관 카테터를 유지하였다. 수술 후 특별한 합병증은 없었으며 혈뇨증상은 소실되어 퇴원해 현재 외래 추적관찰 중이다.

요관 동맥루는 매우 드문 합병증으로 국외 논문에 60예 미 만이 보고되었다. 다섯 가지 정도의 위험요인이 언급되고 있는 데 다음과 같다. 이전 광범위골반수술(68%), 장기간의 요관카 테터 거치(65%), 방사선 치료(46%), 혈관수술(19%), 혈관

─ 47 ─ 대한영상의학회지 2007;56:47-50

요관 동맥루: 증례 보고

1

김 용 선・김 지 창

요관 동맥루(ureteroarterial fistula)는 이전 골반수술의 과거병력, 장기간의 요관카테타 삽 입, 방사선치료, 혈관수술, 혈관병증 등에 의해 발생할 수 있는 매우 드문 합병증으로 사망률이 높다. 저자들은 대량의 혈뇨를 주소로 내원한 69세 여자환자에서 2차례의 혈관조영술을 통해 요관-외장골 동맥루를 확인하였기에 문헌고찰과 함께 이를 보고하는 바이다.

1가톨릭대학교 의과대학 영상의학과교실

이 논문은 2006년 7월 22일 접수하여 2006년 9월 28일에 채택되었음.

(2)

병증 등의 순서이다(1-4). 광범위 골반수술의 기저 질환으로 는 자궁, 직장, 방광, 외음부 등의 악성종양이었고 대부분 방사 선 치료를 병행하였다(1). 4예의 증례를 모아서 보고한 문헌 에 따르면 요관카테터 삽입의 기간은 1-12년으로 평균 5.1년 정도 되었다(3). 본 증례의 경우를 보면 자궁경부암으로 근치 적 자궁 절제술과 양측 부속기 절제술 및 림프선절제술을 시 행하였고 방사선 치료와 항암요법을 받은 후 추적 관찰도중 양 쪽 신장의 수신증이 발생하여 요관 카테터를 삽입하였다. 그 후 5개월 정도 추적 관찰하던 중 대량의 혈뇨가 발생하였던 경 우로 알려진 위험요인에서는 이전 골반수술의 과거병력, 방사 선 치료, 장기간의 요관카테터 삽입 등이 관련되었다고 생각할 수 있겠다. 누공이 생기는 기전으로 확실히 밝혀진 것은 없으 나 광범위한 외과적 절제나 방사선치료로 동맥벽의 허혈성 변 화가 오고 요관의 염증과 섬유화로 요관 패색이 일어나게 된 다. 이러한 요관에 카테터를 장기간 삽입할 때 요관의 탄력성 이 감소하고 동맥의 박동이 요관에 직접 전달되어 동맥벽과 요 관벽의 괴사가 일어나게 되고 결국 요관과 장골동맥이 교차하 는 부위에서 누공이 발생하게 된다(1, 2).

발현되는 증상은 거의 모두 혈뇨이며, 대량혈뇨와 진단의 지 연 때문에 사망률이 높다. 1980년 이전만 하더라도 69% 정도 의 사망률을 보였으나 최근에는 23% 정도로 감소하였다. 다 른 증상으로는 혈액에 의한 요관 팽창으로 말미암아 하복부 동 통을 흔히 동반하는 경우가 많다(1-4).

요관 동맥루의 진단은 매우 어렵다. 그 이유는 증례 자체가 워낙 드물어 처음부터 의심하기가 쉽지 않고 설령 의심이 된 다 하더라도 방광경, CT, 요관조영술 심지어 혈관조영술에서 도 누공을 증명하기가 어렵기 때문이다. 지금까지 보고된 증례 들은 다른 검사방법 보다는 혈관조영술에 의해 진단된 경우가 많다(1). 저자들의 경우도 처음 CT에서 방광과 양쪽 신우에 혈종이 있어 방광 내의 출혈이나 혹은 신장의 혈관기형내지는 가성 동맥류에 의한 출혈로 생각하였고 요관 동맥루에 관한 정 보는 얻을 수가 없었다. 누공에 혈전이 형성되어 요관과 동맥 사이를 첵벨브 형태로 막고 있거나 요관카테터 자체가 벨브로 작용하여 누공을 막고 있다가 가끔 출혈을 일으키기 때문에 출

혈 당시에 혈관조영술을 시행하지 않는 한 누공을 증명하기가 쉽지 않다. 이때에는 요관카테터를 제거하거나 요관과 카테터 사이에 기계적인 마찰을 생기게 하여 인위적으로 출혈을 조장 한 후 혈관 조영술을 시행하면 누공을 증명할 수가 있다(3, 5, 6). 본 증례의 경우에서도 처음 혈관조영술을 시행할 당시에는 누공을 찾지 못하였고 우측 장골동맥에 작은 크기의 가성 동 맥류가 있었으나 구불구불한 혈관가지로 오인하여 의미를 두 지 못하였었다. 일주일 후 대량 혈뇨가 재발하여 혈관조영을 시행할 당시에도 이미 출혈이 멈추어 있어 조영제의 직접적인 혈관 외 유출을 찾을 수 없었다. 그래서 저자들은 출혈을 인위 적으로 유도 하기로 결정하고 거치된 방광 카테터를 손으로 3-4회 정도 위아래로 움직이자 출혈이 시작되었다. 저자들의 생각에는 방광 카테터 끝에 달린 풍선이 방광 내에 있는 요관 카테터를 자극하고 이로 말미암아 요관과 카테터 사이에 기계

─ 48 ─

김용선 외: 요관 동맥루

A B

Fig. 1. A, B. Initial abdominal CT scan shows large amount of hematoma in both renal pelvis and urinary bladder.

Fig. 2. Pelvic arteriogram demonstrates a small sacular pseudoaneurysm in right external iliac artery at the cross point with ureter (arrow).

No evidence of abnormal vascular lesions in both renal arteri- ography (not seen).

(3)

적 마찰이 생기면서 혈전에 의해 막혀있던 요관 동맥루가 다 시 개통되어 출혈이 시작된 것으로 생각하였다. 출혈 당시 시 행한 혈관조영사진에서는 조영제가 하부 요관으로 직접 유출 되는 것을 확인할 수 있어 쉽게 진단할 수 있었다. 치료 방법 으로는 환자 상태에 따라 달라질 수 있다. 수술적 방법으로는 전신상태가 좋다면 손상된 혈관을 일차적으로 교정 후 신장 기 능에 따라 신절제술과 요관절제술 또는 신루설치술을 고려할 수 있겠고 전신 상태가 좋지 않다면 장골동맥을 막고 동맥 우 회술 시행 후 신장에 대해서는 요관카테타나 신루설치술을 고 려할 수 있다(1, 6). 비수술적 방법으로는 혈관 내 이식편 스 텐트(stent-graft)를 설치 후 신루설치술을 시행할 수 있겠다.

이식편 스텐트는 누공을 막아주고 장골동맥 혈류를 유지하면 서 누공이 혈관과 재개통되는 것을 막을 수 있다. 그러나 수술 적 방법에 비하여 훨씬 덜 침습적인 대신 장기 개통률과 감염 등이 문제로 언급되고 있다(3, 6).

결론적으로 요관 동맥루는 광범위 골반수술, 방사선치료, 장 기간의 요관카테타 거치, 혈관수술이나 혈관병증 등의 상황에 서 발생할 수 있는 매우 드문 합병증으로 정확한 진단을 위해 서는 혈관조영술이 필요하며 인위적으로 출혈을 유도하여 혈 관조영술을 시행하는 것이 진단에 도움이 될 수 있다.

참 고 문 헌

1. Krambeck AE, DiMarco DS, Gettman MT, Segura JW. Ureteroiliac artery fistula: diagnosis and treatment algorithm. Urology 2005;66:

990-994

2. DePasquale SE, Mylonas I, Falkenberry SS. Fatal recurrent ureteroarterial fistulas after exenteration for cervical cancer.

Gynecol Oncol 2001;82:192-196

3. Bilbao JI, Cosin O, Bastarrika G, Rosell D, Zudaire J, Martinez- Cuesta A. Treatment of ureteroarterial fistulae with covered vascu- lar endoprostheses and ureteral occlusion. Cardiovasc Intervent Radiol 2005;28:159-163

4. Batter SJ, McGovern SJ, Cambria RP. Ureteroarterial fistula: case report and review of the literature. Urology 1996;48:481-489 5. Quillin SP, Darcy MD, Picus D. Angiographic evaluation and ther-

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6. Vandersteen DR, Saxon RR, Fuchs E, Keller FS, Taylor LM Jr, Barry JM. Diagnosis and management of ureteroiliac artery fistula:

value of provocative arteriography followed by common iliac artery embolization and extraanatomic arterial bypass grafting. J Urol 1997;158:754-758

─ 49 ─ 대한영상의학회지 2007;56:47-50

A B

Fig. 3. A, B. Second try of angiography was obtained after 1 week due to recurrent massive hematuria. After mechanical stimula- tion of Foley catheter, pelvic and selective external arteriogram were obtained. Provocative arteriogram shows massive extravasa- tion of contrast material to the lower ureter from the pseudoaneurysm (arrows).

(4)

─ 50 ─

김용선 외: 요관 동맥루

J Korean Radiol Soc 2007;56:47-50

Address reprint requests to : Jichang Kim, M.D., Department of Radiology, Dae Jeon St Mary’s Hospital 520-2, Dae heung dong, Jung gu, Dae jeon 301-723, Korea.

Tel. 82-42-220-9645 Fax. 82-42-257-0511 E-mail : [email protected]

Ureteroarterial Fistula: A Case Report

1

Youngsun Kim, M.D., Jichang Kim, M.D.

1Department of Radiology, Dae Jeon St Mary’s Hospital

Ureteroarterial fistula is an extremely rare complication, but is associated with a high mortality rate.

Previous pelvic surgery, long standing ureteral catheter insertion, radiation therapy, vascular surgery and vas- cular pathology contribute the development of this uncommon entity. Herein, a case of ureteroarterial fistula in a 69-year-old female patient, who presented with a massive hematuria, proven in a second attempt at an- giography, is reported.

Index words :Fistula, arterial Ureter, abnormalities Angiography

수치

Fig. 1. A, B. Initial abdominal CT scan shows large amount of hematoma in both renal pelvis and urinary bladder
Fig. 3. A, B. Second try of angiography was obtained after 1 week due to recurrent massive hematuria

참조

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