소아 기능성 시력저하 환자의 임상양상과 예후

ISSN 0378-6471 (Print)⋅ISSN 2092-9374 (Online)

http://dx.doi.org/10.3341/jkos.2016.57.9.1435

Original Article

소아 기능성 시력저하 환자의 임상양상과 예후

The Clinical Features and the Prognosis of Functional Visual Loss in Children

이수현¹⋅신경섭¹⋅이연희^1,2

Soo-Hyun Lee, MD¹, Kyung-Sub Shin, MD¹, Yeon-Hee Lee, MD, PhD^1,2

충남대학교 의과대학 안과학교실¹, 충남대학교 의학연구소²

Department of Ophthalmology, Chungnam National University School of Medicine¹, Daejeon, Korea Research Institute for Medical Sciences, Chungnam National University², Daejeon, Korea

Purpose: To evaluate the clinical characteristics and prognoses of children with functional visual loss.

Methods: Retrospective medical record review was performed in 53 patients 4 to 16 years of age diagnosed with functional visu- al loss between April 2006 and February 2014. We investigated the clinical features and results of clinical tests and the final sta- tus of the patients.

Results: Twenty male (37.8%) and 33 female (62.2%) patients were included in the study. The mean age was 9.69 ± 2.76 years.

The incidence was highest between 8 to 12 years. The mean best corrected visual acuity at baseline was 0.43 ± 0.23, and 88.7%

of patients had mild to moderate visual loss. The symptoms were bilateral in 96.2% of patients, and the difference of corrected visual acuity between two eyes was 1 line or less on Snellen chart in 94.1% of bilateral cases. The symptoms were resolved by 1.8 ± 1.0 months in 59.5% of patients and resolved by the final follow-up visit in 51 (96.2%). However, the symptoms persisted through the final follow-up in 2 patients.

Conclusions: Most children with functional visual loss have bilateral and mild to moderate visual loss. The prognosis of functional visual loss in children was excellent. Most patients recovered from the disease with reassurance supportive care without psychi- atric treatment, although a few patients had persistent symptoms.

J Korean Ophthalmol Soc 2016;57(9):1435-1440

Keywords: Functional visual loss, Non-organic visual loss, Psychogenic visual loss

￭Received: 2016. 4. 21. ￭ Revised: 2016. 6. 29.

￭Accepted: 2016. 8. 12.

￭Address reprint requests to Yeon-Hee Lee, MD, PhD

Department of Ophthalmology, Chungnam National University Hospital, #282 Munhwa-ro, Jung-gu, Daejeon 35015, Korea Tel: 82-42-280-8447, Fax: 82-42-255-3745

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기능성 시력저하(functional visual loss, FVL)는 비기질성 시력소실(non-organic visual loss)로도 불리며 시력감소, 시 야결손 등의 시기능 소실의 증상과 징후를 보이나 기질적 인 이상은 없는 경우를 말한다.^1-3 과거에 이 질환은 히스테 리(hysteria), 히스테리성 시력소실(hysterical visual loss), 사 병(malingering), 심인성 시력소실(psychogenic visual loss),

뮌하우젠 증후군(Munchausen syndrome), 전환반응(conversion disorder of vision) 등의 다양한 이름으로 불려왔다.⁴

기능성 시력저하는 정상적인 시기능을 증명함으로써 확 진할 수 있다. 정상적인 시기능을 증명하지 못할 경우 진단 을 위해서 모든 기질적인 질환의 가능성을 배제하여야만 한다. 그러나 현실적으로 모든 기질적인 질환의 가능성을 배제하는 것은 불가능하므로 많은 검사를 거친 후에도 추 정진단만이 가능하다. 이러한 이유로 기능성 시력소실을 가진 환자를 모아 연구를 수행하는 것은 쉽지 않으며 임상 에서 종종 접하게 되고 진료 시 많은 시간과 노력을 요하는 질환임에도 불구하고 많은 연구가 되어 있지 않다.

소아의 기능성 시력저하는 성인과 임상양상이 다른 것으 로 알려져 있다. 성인의 기능성 시력저하는 의도적인 사병

(malingering), 즉 이차적 이득이 목적인 경우가 많지만, 소 아의 기능성 시력저하는 의도적인 사병보다는 심리적인 원 인에 의한 경우가 많으며 피암시성이 높은 경향이 있는 것 으로 알려져 있다.^4,5 이러한 특성으로 인하여 소아에서는 정상시력을 증명하여 기능성 시력저하의 진단이 성인에 비 해 상대적으로 용이한 것으로 알려져 있다.⁴ 그럼에도 불구 하고 소아에서 이 질환에 대한 연구가 많지 않으며 기존의 연구는 소수의 환자를 대상으로 한 연구였다.^6-11 특히 국내 에서는 제한적인 수를 대상으로 한 몇 개의 연구만이 보고 되어 있었다.^12,13 본 연구는 기능성 시력저하로 추정 진단된 것이 아닌 정상시력을 확인하여 진단된 소아 환자를 대상 으로 연구를 진행하였으며 기능성 시력저하의 다양한 임상 양상과 예후 등을 밝혀 이 질환에 대한 이해를 높이고자 하 였다.

대상과 방법

2006년 4월부터 2014년 2월까지 본원에 내원하여 기능 성 시력저하로 진단된 4세 이상, 16세 미만의 환아를 대상 으로 후향적으로 의무기록을 조사하였다. 이들을 대상으로 모든 환자에서 인구학적 자료와 나안시력, 최대교정시력, 조절마비 굴절검사, 안저검사 결과를 수집하였고 티트무스 입체시검사, 이시하라 색각검사, 험프리 시야검사, 안와자 기공명영상, 망막전위도검사, 시유발전위검사 등은 시행된 환자에서만 결과를 수집하였다. 예후를 확인하기 위해 마 지막 추적관찰 시의 최종 시력, 평균 추적관찰 기간, 시력 호전 시까지 걸린 기간을 조사하였다. 경과관찰이 중단되 어 시력회복이 확인되지 못한 일부의 환자는 전화로 개인 안과의원이나, 안경점에서 잰 시력을 물어보아 정상 시력 을 회복한 것과 시력저하 증상이 소실된 것을 확인하였다.

위와 같은 방법으로도 최종적인 시력을 확인할 수 없는 환 아는 제외하였다.

기능성 시력저하의 진단은 본원에서 시행한 통상적인 시 력교정에서 시력저하를 확인하였으나 기능성 시력저하를 증명하는 검사에서 나이에 맞는 정상시력을 확인한 경우 진단하였다. 초진 시 정상시력이 확인되지 않았을 경우 안 경처방이나 가림 등의 약시치료 없이 격려와 안심시키기 만으로 자연적으로 정상시력을 회복하였고 이것을 확인할 수 있었던 경우 기능성 시력저하로 진단하고 대상군에 포 함하였다. 나이에 맞는 정상시력이란 만 4세 이상에서 7세 이하는 0.8 이상, 만 8세 이상에서 만 16세 이하는 1.0 이상 의 시력으로 정의하였다. 시력저하의 정도는 교정시력 0.5 이상일 경우 경도, 0.2 이상 0.5 미만일 경우 중등도, 0.2 미 만의 경우 심한 시력저하로 분류하였다. 위와 같은 기준과

과정을 거쳐 최종적으로 53명이 선정되었다.

정상시력을 증명하기 위하여 일차적으로 상향식 시력검 사(Bottom-up refraction)를 시행하였다.^2,14 대부분 안저검 사 후 산동상태에서 정상시력을 확인하기 위한 검사가 시 행되었으므로 산동에 의한 영향을 소실시키기 위해 환자의 굴절상태에 맞는 교정렌즈와 함께 핀홀(pinhole)을 추가로 검사안경테에 끼워 검사를 시행하였다. 산동에 의한 영향 을 제외하는 것 외에도 “이것을 쓰면 잘 보일 것이다”라고 검사자가 암시를 줌으로써 환아로 하여금 핀홀이 시력을 올려주는 특수한 기구로 믿도록 하였다. 검사 시작 시 그리 고 시표가 바뀔 때마다 검사자가 “이번에는 잘 보일 것이 다” 라고 암시를 주었으며 프로젝터나 전자시력표를 이용 하여 20/15 시표부터 시작하여 한 시표씩 보여주면서 점차 큰 시표로 올라가며 시력검사를 하였다. 일부의 환자에서 는 상향식 시력검사 없이 마술안약검사(magic drop test)를 이용하거나 핀홀 등의 가짜 보조구를 이용하여 정상시력을 증명하여 기능성 시력저하로 진단하였다.

치료는 환아에게는 정신과적인 상담이나 치료 없이 이상 이 없다고 안심시킴과 동시에 시력이 좋아질 것이라고 격 려와 암시를 주었다. 보호자에게도 기질적인 이상이 없으 니 좋아질 것이라고 안심시켰고 환아에게 심리적으로 지지 적인 환경을 조성해 줄 것을 당부하였다. 굴절이상이 있을 경우 안경처방을 하였고, 위약이나 보조기구는 사용하지 않았다.

자료의 통계분석은 SPSS 12.0 (SPSS Inc., Chicago, IL, USA)을 이용하였으며 독립표본비모수검정으로 분석을 시 행하였다. 세 그룹 간의 비교는 Kruskal-Wallis test를 이용 하였고 Mann-Whitney U-test를 이용하여 두 그룹씩 비교하 였다. p값이 0.05 미만인 경우 통계적으로 유의한 차이가 있는 것으로 보았다. 시력은 logMAR 시력으로 변환하여 통 계처리한 후에 다시 십진법(decimal) 시력으로 전환하였다.

결 과

남자가 20명, 여자가 33명으로 여아가 62.2%를 차지했 다. 평균 나이는 9.69 ± 2.76세였다. 나이별로 4세 이상 8세 미만이 10명(18.9%), 8세 이상 12세 미만이 30명(56.6%), 12세 이상 16세 미만이 13명(24.5%)으로 8세 이상에서 12 세 미만이 가장 많았다(Fig. 1). 모든 환자에서 시력저하를 호소하였으며 대부분 양안 시력저하를 호소하였고 단안 시 력저하를 호소한 환아는 2명(3.8%)이었다. 초진 시 최대교 정시력 평균은 0.43 ± 0.23이었다. 각 군의 최대교정시력은 각각 0.53 ± 0.26, 0.41 ± 0.20, 0.42 ± 0.28로 각 군 간의 유의한 차이를 보이지 않았다(p=0.34). 시력저하의 정도에

Figure 1. The distribution of age and sex of the subjects. Female

was more common and patients between 8 and 12 years old were most common.

Figure 2. The distribution of visual loss in the subjects. Most

subject showed mild or moderate visual loss. Mild: best-cor- rected visual acuity (BCVA) ≥ 0.5; Moderate: 0.2 ≤ BCVA <

0.5; Severe: BCVA < 0.2.

26 22

2 1

No difference 1 line 2 lines 3 lines

Figure 3. Difference of line on snellen visual acuity chart be-

tween both eyes in bilateral cases. Most of bilateral cases showed the difference of visual acuity less than 1 line between both eyes.

Figure 4. Flow chart of the diagnosis and course. Number of

eligible patients was 53. Normal visual acuities were proved in 47 patients on initial visit. Forty five of them recovered from their symptom and sign spontaneously. But two patients had persistent symptom. Normal visual acuities were not proved in 6 patients on initial visit. All of them recovered from their symptom and sign spontaneously.

따른 분포는 경도의 시력저하가 23명, 중등도 시력저하가 24명, 심한 시력저하가 6명이었다. 경도 및 중등도 시력저 하가 47명(88.7%)으로 대부분을 차지하였다(Fig. 2). 양안 시력저하를 호소한 환아 중에서 양안 시력의 차이가 없는 경우가 26명(51.0%), 스넬렌시표 상에서 한 줄 차이 나는 경우가 22명(43.1%), 두 줄 차이 나는 경우가 2명(3.9%), 세 줄 차이 나는 경우가 1명(2.0%)이었으며 그 이상 차이 나는 경우는 없었다(Fig. 3). 이들 환아의 굴절력은 구면렌

즈대응치가 평균 -0.30 ± 1.62디옵터였고, 구면렌즈대응치 가 -1.0디옵터에서 +1.0디옵터 사이의 정시나 경도 굴절 이 상이 39명(73.6%)으로 대부분을 차지하였다. +1.0디옵터 이상의 원시가 4명, -1.0디옵터 이상의 근시가 10명이었으 며 고도근시 환자는 없었다. 양안의 굴절력 차이는 51명에 서 1디옵터 이내의 차이였으며 2디옵터 차이가 1명, 3디옵 터 차이가 1명이었다.

초진 시 상향식 시력검사나 마술안약검사 등의 각종 사 병검사(malingering test)를 통하여 정상시력을 확인하여 기 능성 시력저하로 확진한 경우는 47명(88.7%)이었다. 초진 시 확진되지 못한 6명(11.3%)은 망막전위도검사, 자기공명 영상검사에서 이상소견이 없었으며 추후 지속된 경과관찰 중에 정상시력을 확인할 수 있었다(Fig. 4).

추적관찰 시 정신과적인 치료 없이 안과의사의 안심과 격려, 지지적인 설명만으로도 최종 경과관찰시에 51명의 환자(96.2%)에서 증상이 자연적으로 소실되었다. 2명의 환 자는 5개월과 13개월의 마지막 경과관찰 때까지 증상이 지 속되었다. 시력 회복이 확인될 때까지 정기적으로 추적관 찰이 된 37명만을 대상으로 하였을 때 22명(59.5%)에서 평 균 1.77 ± 0.98개월 내에 시력저하 증상이 소실되었다. 정 기적 경과관찰이 중단된 16명의 환자는 연구가 진행될 때 전화연락을 통하여 최종적으로 시력이 정상화된 것을 확인 하였으므로 시력회복 시점을 알 수 없었다.

정신사회적 문제에 대해서는 일부의 증례에 대해서만 분 석이 가능하였다. 본 연구에서는 정신사회적 문제가 기능 성 시력저하의 원인으로 추정되는 증례가 8예가 있었다. 4 명의 환아에서 부모의 이혼, 가정폭력, 동생과의 갈등 등의 가정문제가 있었고, 4명의 환아에서는 학업 및 학교에서의 스트레스를 호소하였다.

고 찰

소아의 기능성 시력저하 환자에 대한 보고는 국내에 많 지 않으며, 본 연구는 53명의 많은 소아환자를 대상으로 길 게는 36개월에 걸친 추적관찰을 통하여 최종시력을 확인하 여 예후를 분석하였다. 기능성 시력저하의 유병률은 전체 안과 환자 중 0.5-5% 정도로 소아와 여자에서 더 흔하다고 보고되어 있다.^6,14-20 본 연구에서도 여아가 62.3%를 차지했 으며 4세부터 7세 사이의 연령 군에서 여아의 비율이 70%로 높은 비율을 차지하고 있었다. 이전 국내 보고에서 여아의 비율은 77.8%로 보고된 바 있으며 해외의 경우 적게는 60%

에서 92.3%까지 보고되어 본 연구와 차이는 있었으나 모든 보고에서 여아의 비율이 높은 것을 확인할 수 있었다.^8,12,21

본 연구에서 평균 나이는 9.69 ± 2.76세로 6세에서 18세 까지의 환아를 대상으로 한 기존의 다른 보고들에서의 10.2 세, 11세보다 낮게 나타났으나 본 연구는 대상 환자를 4세 이상 16세 미만으로 하여 어린 환아들이 보다 많이 포함되 었기 때문으로 생각된다.^6,9 평균 교정시력은 0.43 ± 0.23으 로 중등도의 양안 시력저하의 경우가 가장 많았고, 이는 평 균교정시력 0.4, 0.2로 보고된 기존의 보고와 약간의 차이 를 보였다.^9,10

본 연구에서는 대부분이 양안성이었고 단안성인 경우는 2예에 불과하였다. 기존의 소아의 기능성 시력저하에 관한 연구에서 양안성은 76%로 보고되어 있다.¹¹ 본 연구의 결 과는 기존 연구의 결과와 달리 양안성의 비율이 압도적으 로 높은 것을 볼 수 있었다. 성인의 경우에는 양안성의 비 율이 40%로 알려져 있어 본 연구와 다른 연구를 고려할 때 소아에서 양안성의 비율이 높은 것을 알 수 있다.²²

기능성 시력저하의 예후는 좋은 것으로 알려져 있고, 치 료로서는 안심시키기와 정신적 지지로 높은 효과를 얻을 수 있는 것으로 알려져 있다.^7,23 기질적 질환이 없는 경우, 특별한 정신과적 치료, 위약치료 등 없이 안심시키기 및 6-8주의 경과관찰로 45-78%에서 모든 시각, 시야 증상의 소실을 보였다고 하였다.1,6,16,20,22

소아에서는 기질적 이상 이 동반되는 경우가 어른에 비해 흔하지 않은 것으로 보고 되어 있다. 성인인 경우 53%에서, 소아에서는 25%만이 동 반된 기질적 문제가 있었다는 보고가 있다.^20,24 또한 나이가 어린 경우나 동반된 정신사회적 문제가 없는 경우에 예후 가 좋다고 보고한 문헌도 있다.^16,22 van Balen and Slijper¹⁰ 는 1개월 뒤 추적관찰 하였을 때 42.9%에서 시력회복을 확 인하였고, Toldo et al¹¹은 1년 이내에 73%의 환자에서 시 력을 회복하였다고 보고하였다.

환아에게 시력이 좋아질 것이라고 안심시키며 동시에 암 시를 주고, 부모를 안심시킨 것만으로도 대부분의 환아에

서 질환이 소실되었으므로 대부분의 환아에서 추가적인 소 아정신과적인 치료는 꼭 필요하지는 않은 것으로 생각된다.

그러나 2명의 환아에서는 초진 시 정상 시력을 확인하여 기능성 시력소실을 확진된 상태임에도 불구하고 증상이 장 기적으로 지속되었다. 따라서 기능성 시력소실 환자의 치 료방침으로는 일차적으로는 안과의사가 안심과 지지와 격 려를 하면서 경과관찰하도록 하고 기능성 시력소실로 확진 이 되었지만 자연호전이 늦거나 정신사회적인 문제가 뚜렷 하다고 판단되는 일부의 선별된 증례들은 소아정신과에 의 뢰해서 전문적인 정신과적 치료를 받도록 하는 것이 좋을 것으로 생각된다.

후향적 분석방법을 사용하였기 때문에 일부의 증례에서 만 정신사회적 문제에 대한 분석이 가능하였다. 정신사회 적 문제가 기능성 시력저하의 원인으로 추정되는 경우는 이혼, 가정폭력, 동생과의 갈등과 같은 가정문제와 학업 및 학교에서의 스트레스가 문제인 경우가 있었다. 하지만 이 런 문제들이 실제로 기능성 시력저하와 어느 정도 연관이 있는지는 추가적인 소아정신과 진료 등을 통해 확인하지 못하였다. 비록 이러한 문제들이 동반되는 경우가 적다고 보고한 문헌도 있으나 여러 문헌에서 가족, 주변환경 및 학 교에서의 갈등이 흔한 선행인자로 동반될 수 있다고 언급 되어 있다.^6,7,11,25 본 연구에서 최종시력이 정상으로 회복되 지 않았던 2명의 환아도 학교에서의 적응문제가 동반되어 있었다.

이 연구의 제한점은 일부의 환자(16명)에서는 경과관찰 이 중단되어 전화연락을 통하여 최종경과를 확인한 점을 들 수 있다. 그러나 비록 직접 측정한 시력은 아니지만 간 접적으로나마 시력이 회복된 것을 확인하였고 이와 동시에 환아가 호소하던 주관적인 증상도 소실된 것을 확인하였으 므로 기능성 시력저하로 진단하는 데에는 무리가 없는 것 으로 생각된다. 더군다나 기존의 연구들은 시력이 호전된 것을 확인하지 못하고 기질적인 원인을 최대한 배제한 후 에 추정 진단된 환자를 대상으로 연구한 것이며 본 연구처 럼 시력을 확인하는 과정까지 거치지는 않았다.7,9,11,12,14,18

따라서 오히려 기존의 연구와 비교해 볼 때에는 본 연구의 강점이라고 생각된다.

본 연구의 또 다른 장점으로 들 수 있는 것은 기존의 연 구보다 많은 대상군이다. 국내 소아 환자의 기능성 시력저 하를 연구한 논문에서 Lee et al¹²의 경우 9명, Kang and Yu¹³의 경우 16명으로 본 연구의 53명보다 적은 수를 대상 으로 하였다. 해외의 소아의 기능성 시력저하에 대한 연구 에서도 대상군의 수는 23명, 20명으로 본 연구보다 적었 다.^6,20 따라서 기존의 연구와 비교했을 때 대상군의 수가 많 은 것이 본 연구의 장점이라고 생각된다. 또한 본 연구에서

는 기능성 시력저하를 진단 받은 환자의 예후에 대해 추적관 찰을 시행하였다는 장점이 있다. 기존 국내 연구에서 소아의 기능성 시력저하의 예후를 다룬 연구는 찾을 수 없었다.

초진시 정상시력을 확인하지 못하고 경과관찰 중에 정상 시력을 확인한 환아에서는 기능성 시력저하가 아닌 약시의 가능성이 제기될 수도 있다. 그러나 이 환아들 모두 최근의 시력저하를 주소로 내원하였고 부동시나 심한 굴절이상, 사시 등의 약시 유발요인이 없었다. 따라서 안경처방이나 가림 등의 약시치료 없이 단순한 경과관찰만을 시행하였고 경과관찰 중에 시력이 정상화된 것을 확인하였으므로 이 환아 중에 약시가 포함되었을 가능성은 희박하다.

결론적으로 소아의 기능성 시력저하는 양안성으로 심하 지 않은 시력저하를 보이는 경우가 대부분이었다. 이 질환 은 예후가 매우 좋아서 대부분에서 정신과적인 치료 없이 안심과 격려만으로 단기간에 시력이 좋아졌으나 소수의 환 아에서는 증상이 장기간 지속되는 것으로 생각된다.

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= 국문초록 =

소아 기능성 시력저하 환자의 임상양상과 예후

목적: 기능성 시력저하를 보이는 환아의 임상양상과 예후를 알아보고자 하였다.

대상과 방법: 2006년 4월부터 2014년 2월까지 기능성 시력저하로 진단된 4세 이상, 16세 미만의 환자 53명을 대상으로 후향적으로 의무기록을 검토하여 임상양상 및 각종 검사결과, 최종 상태에 대하여 조사하였다.

결과: 남자가 20명(37.8%), 여자가 33명(62.2%)으로 여아의 비율이 높았다. 평균 나이는 9.69 ± 2.76세였고 8세에서 12세 사이에서 높은 발병률을 보였다. 내원 시 평균 교정시력은 0.43 ± 0.23이었고 88.7%에서 중등도 혹은 경도의 시력저하를 보였다. 96.2%에서 양안성이었고 이 중 94.1%에서 양안 간에 한 줄 이하의 시력차이를 보였다. 정신과적인 치료 없이 안심과 격려만으로 59.5%에서 1.77 ± 0.98개월 이내에 증상이 소실되었고 최종 경과관찰 시 51명(96.2%)에서 자연적으로 증상이 소실되었으나 2명의 환자에서는 최종관찰 시까지 증상이 지속되었다.

결론: 소아의 기능성 시력저하는 대부분 중등도나 경도의 시력저하를 보이며 양안성으로 나타났다. 이 질환은 예후가 좋아 정신과적 인 치료 없이 안심과 격려만으로 대부분 자연회복되나 소수의 환자에서는 증상이 장기간 지속되었다.

<대한안과학회지 2016;57(9):1435-1440>