단안 소아백내장과 사시발현의 임상양상 Clinical Features of Strabismus in Patients with Unilateral Pediatric Cataract

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ISSN 0378-6471 (Print)⋅ISSN 2092-9374 (Online)

https://doi.org/10.3341/jkos.2017.58.4.449

Original Article

단안 소아백내장과 사시발현의 임상양상

Clinical Features of Strabismus in Patients with Unilateral Pediatric Cataract

황성수⋅이수정

Sung Soo Hwang, MD, Soo Jung Lee, MD, PhD

인제대학교 의과대학 해운대백병원 안과학교실

Department of Ophthalmology, Haeundae Paik Hospital, Inje University College of Medicine, Busan, Korea

Purpose: The incidence rate and clinical features of strabismus and factors affecting onset of strabismus were evaluated in pa- tients with unilateral pediatric cataract.

Methods: A total of 42 patients who underwent lens removal for treatment of unilateral cataract between January 1996 and January 2011 were evaluated. Patients were divided into 3 groups (Ortho/Ortho, Ortho/Strabismus, and Strabismus/Strabismus) according to preoperative and postoperative ocular alignment. Age at surgery, visual acuity, amblyopia, and spherical equivalent were compared among the 3 groups.

Results: Of the total patients, 7 had strabismus preoperatively and 5 developed postoperative strabismus. Thus, a total of 12 pa- tients had postoperative strabismus. Preoperatively, 5 patients had exotriopa and 2 patients had esotropia. Postoperatively, 9 patients had exotropia and 3 patients had esotropia. Exotropia was more common than esotropia. In comparison of the 3 groups, postoperative visual acuity was significantly low, and differences in visual acuity between normal eye and cataract eye were significantly larger in the Ortho/Strabismus group. There were no significant differences among the 3 groups in age at surgery, amblyopia, or spherical equivalent.

Conclusions: In the patients with unilateral pediatric cataract, exotropia was the most common type. Because there is a high pos- sibility of postoperative strabismus in patients who had lower postoperative visual acuity, careful observation is needed in these patients.

J Korean Ophthalmol Soc 2017;58(4):449-454

Keywords: Exotropia, Pediatric cataract, Strabismus, Unilateral cataract, Visual acuity

￭Received: 2017. 1. 19. ￭ Revised: 2017. 2. 17.

￭Accepted: 2017. 3. 28.

￭Address reprint requests to Soo Jung Lee, MD, PhD

Department of Ophthalmology, Inje University Haeundae Paik Hospital, #875 Haeun-daero, Haeundae-gu, Busan 48108, Korea Tel: 82-51-797-2310, Fax: 82-51-797-2669

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소아백내장은 소아에서 시력장애를 초래할 수 있는 중요 한 질환 중 하나로 성인에서의 백내장과는 달리 시피질을 포함한 시로의 기능이 발달하는 시기에 발생함으로써 영구 적인 시력장애를 남길 수 있는 질환이다.¹ 소아백내장에서 는 사시, 안구진탕 등의 다른 안질환이 동반되는 경우가 많

으며 미세수술과 수술 기구의 발달, 인공수정체의 조기삽 입으로 소아백내장수술은 많은 발전을 이루었으나 아직까 지도 이러한 사시, 안구진탕 등의 동반 질환은 수술 후 약 시 및 입체시를 포함한 양안시기능 회복에 영향을 줄 수 있 는 중요한 인자로 생각되고 있다.^2,3

사시의 경우 소아백내장에서 보고자에 따라 적게는 24.2%에서부터 많게는 86.0%까지 동반된다고 알려져 있으 며외사시가 내사시에 비해 보다 흔하게 동반되는 것으로 알려져 있으나 일부 연구에서는 내사시가 더 많이 나타난 다는 보고도 있다.^4-7이렇듯 사시의 유병률과 사시의 형태 에 대해서는 보고자 간에 차이가 많이 존재하는데 조사 대 상자의 연령, 인종, 소아백내장의 정의 및 심한 정도, 진단

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Table 1. General characteristics in the patients with unilateral

pediatric cataract

Unilateral pediatric cataract (n = 42)

Sex (male/female) 27/15

Laterality (OD/OS) 20/22

Systemic disease 3

Nystagmus 0

Mean age at the first visit (months, range)

66.6 ± 44.2 (4-180) Mean age at cataract extraction

(months, range)

72.2 ± 47.7 (6-192) Interval between diagnosis and cataract

extraction (months, range)

5.0 ± 15.9 (0.3-84) Values are presented as mean ± SD unless otherwise indicated.

시기, 인공수정체 삽입 시기 및 유무, 후낭원형절개술이나 광학부포획을 포함한 수술방법, 백내장수술 후 약시 치료 의 방법 등에 의한 차이에 의해 비롯되었을 것으로 생각된 다. 따라서 저자들은 단안 소아백내장에서 사시의 유병률 및 임상양상과 발생에 영향을 미치는 인자들을 알아보고자 하였다.

대상과 방법

1996년 1월부터 2011년 1월까지 인제대학교 해운대백병 원과 메리놀병원 안과에 내원한 환자 중 단안 소아백내장 으로 1명의 동일한 술자에 의해 생후 6개월에서 16세 사이 에 백내장 제거술을 시행받고 술 후 최소 2년 이상 경과관 찰이 가능했던 환자를 대상으로 하였다. 소아백내장 환자 들 중 선천백내장은 생후 1세 이내에 진단되었거나 선천백 내장의 가족력이 있는 경우 또는 층판백내장, 전극부백내 장, 후극부백내장, 낭밑백내장, 핵백내장, 전체백내장, 구형 수정체(lentiglobus) 혹은 일차유리체증식증(persistent hy- perplastic primary vitreous)과 동반된 경우로 정의하였다.

백내장수술 전과 수술 후에 각각 사시각 검사, 안구운동 검사를 시행하고 제일눈위치에서 10프리즘디옵터(prism diopter, PD) 이상의 편위가 있는 경우 사시로 진단하였다.

수술 후 사시각 검사, 안구운동검사 결과의 경우 마지막 외 래 경과 관찰 시 검사 결과를 이용하였으며 환자들의 경과 관찰기간에 따라 수술 후 24개월에서 216개월까지였다. 사 시각은 통상적인 교대프리즘가림검사로 측정하였으나 너 무 어리거나 협조도가 떨어져 교대프리즘가림검사로 정확 한 사시각이 측정되지 않는 경우 크림스키프리즘검사를 이 용하였다. 2년 이상 경과 관찰이 불가능하였던 경우와 사시 검사에 원활하게 협조가 되지 않았던 환자들은 제외하였다.

수술은 전신마취하에서 이루어졌으며 절개창은 12시 방 향 각막윤부 1.5 mm 뒤에 3.5 mm의 절개창 및 3시 방향의 각공망윤부에 보조기구를 위한 창을 만들었다. 4.5-5.0 mm 의 전낭원형절개를 시행한 후 평형염류용액(balanced salt solution, BSS)을 이용하여 수력분리술을 시행하였으며 이 후 초음파유화기의 관류 및 흡인술을 이용하여 백내장을 제거하였다. 42명의 대상자 중 32명에서 후낭원형절개술을 시행하였으며, 인공수정체를 수정체 낭에 삽입한 후 광학 부포획을 시행하였다. 10명에서는 인공수정체 낭내삽입술 만 시행하였다.

시력은 시력검사에 협조가 되었던 환자에서 한천석 시력 표를 이용하여 측정하였으며 백내장수술 전 시력과 수술 후 가장 최근에 시행한 검사 결과를 분석에 이용하였다. 약 시의 경우 백내장수술 후 시력을 기준으로 하였으며 시력

측정이 가능하였던 경우에는 두 눈의 시력이 두 줄 이상 차 이가 나는 경우로 정의하였고, 시력측정이 불가능하였던 경우에는 주시 및 따라보기 검사를 시행하여 한눈 선호나 한눈 주시를 보이는 경우 약시가 있다고 진단하였다. 구면 렌즈대응치는 백내장수술 후 가장 최근의 검사를 이용하였 으며, 조절마비굴절검사를 시행하여 얻어진 결과를 기준으 로 하였다.

통계분석은 SPSS 18.0 (SPSS Inc., Chicago, IL, USA)을 사용하였으며 analysis of variance (ANOVA) test, Fisher’s exact test, Independent T-test를 이용하여 p값이 0.05 미만 인 경우 통계적으로 유의한 것으로 판단하였다. 본 연구는 인증된 연구윤리 심의 위원회(institutional review board, IRB)의 승인을 받았으며(IRB No 129792- 2015-070) 헬싱 키선언(Declaration of Helsinki)을 준수하였다.

결 과

단안 소아백내장으로 진단 받은 환자는 42명이었다. 남 자는 27명, 여자는 15명이었으며 백내장은 우안에서 20명, 좌안에 22명에서 관찰되었다. 백내장의 경우 선천 백내장 이 28명, 후천 백내장이 12명, 외상성 백내장이 2명이었다.

소아백내장 외에 전신질환이 동반된 경우는 3명이었으며 각각 정신지체 1명, 주의력결핍 행동장애 1명, 미숙아 1명 이었고 신경학적 질환이나 염색체 질환은 없었다. 눈떨림 혹은 다른 안과적 질환이 동반된 경우는 없었다. 내원 시 평균 나이는 66.6 ± 44.2개월이었고 수술 시 평균나이는 72.2 ± 47.7개월이었으며 내원과 수술 사이의 평균 간격은 5.0 ± 15.9개월이었다(Table 1).

소아백내장수술 전 사시는 7명, 16.7%에서 동반되어 있 었고 소아백내장수술 후에는 12명, 28.6%에서 사시가 나타 났다. 수술 전에 사시가 없다가 수술 후 사시가 발생한 경

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Table 2. Demographic data of 42 patients based on the presence of strabismus before and after cataract extraction

Orthotropia/Orthotropia

(n = 30)

Strabismus/Strabismus (n = 7)

Orthotropia/Strabismus

(n = 5) p-value^* Mean age at the first visit (months, range) 79.9 ± 40.5 (22-180) 48.6 ± 40.4 (12-132) 12.0 ± 7.6 (4-24) 0.002 Mean age at cataract extraction (months, range) 84.8 ± 40.3 (24-180) 60.7 ± 61.3 (12-192) 12.8 ± 7.0 (6-24) 0.004 Interval between diagnosis and cataract extraction

(months, range)

4.4 ± 15.6 (0.3-84) 10.7 ± 22.1 (0.3-60) 0.9 ± 0.7 (0.3-2) 0.535

Values are presented as mean ± SD (range) unless otherwise indicated.

*Analysis of variance (ANOVA) test.

Figure 1. Distribution of patients based on the presence of

strabismus before and after cataract extraction. 7 patients had strabismus before cataract surgery and total 12 patients had strabismus after cataract surgery.

Figure 2. Preoprative and postoperative distribution of

strabismus. Before cataract surgery, 4 patinets had exotropia and 2 patients had esotropia. After cataract surgery, 9 patients had exotropia and 3 patients had esotropia. Exotropia was more common than esotropia. XT = exotropia; ET = esotropia; IOOA = inferior oblique overaction; DHD = dissociated horizontal deviation; DVD = dissociated vertical deviation.

우는 5명, 11.9%였다(Fig. 1). 수술 후 사시가 발생한 5명의 경우 내원 시 평균 나이가 12.0개월, 수술 시 평균 나이가 12.8개월로 다른 두 군보다 어렸으며, 내원과 수술 사이의 평균 간격은 세 군에서 차이를 보이지 않았다(Table 2).

수술 전 사시가 있었던 경우 외사시가 4명, 내사시가 2 명, 해리수평사시(외사시)와 해리수직사시가 함께 동반된 경우가 1명이었고 수술 후에도 같은 종류의 사시로 그대로

유지되었다. 수술 후 발생한 사시의 경우에는 외사시가 3 명, 내사시가 1명, 외사시와 하사근기능항진이 동반된 경우 가 1명이었다. 단안 소아백내장에서 최종 추적 시 외사시가 9명, 내사시가 3명으로 수술 전 및 수술 후 모두 외사시가 내사시보다 흔하였다(Fig. 2). 수술 시 나이 3세를 기준으로 최종적으로 사시가 발생한 환자들을 비교하였을 때에도 3 세 미만에 수술한 경우 외사시가 6명, 내사시가 1명, 3세 이상에 수술한 경우 외사시가 3명, 내사시가 2명이 있었으 나 두 군의 차이는 없었다(p=0.364, fisher’s exact test). 시 력은 수술 전 30명에서, 수술 후 35명에서 측정이 가능하였 다. 수술 후 사시가 발생한 군에서 백내장수술 후 시력이 유의하게 낮았으며, 정상안과 백내장안의 시력차이가 유의 하게 높게 측정되었다(Table 3).

수술 후 약시는 수술 전후 모두 정위였던 군에서 18명, 수술 전후 모두 사시가 있었던 군에서 8명, 수술 후 사시가 새로 발생한 경우 5명에서 나타났고, 세 군에서 유의한 차 이가 없었다. 수술 후 백내장안의 구면렌즈대응치와 건안 의 구면렌즈대응치는 세 군에서 모두 의미있는 차이를 보 이지 않았으며, 백내장안과 건안의 구면렌즈대응치의 차이 를 비교하였을 때에도 의미있는 차이는 없었다(Table 4).

일차 소아백내장수술 시 2명에서만 인공수정체를 삽입하지 않았는데 그 2명은 모두 수술 전후 사시가 있었던 군의 환 자였고, 세 군에서의 차이는 없었다.

최종적으로 외사시가 발생한 환자들과 최종적으로 내사 시가 발생한 환자들을 비교하였을 때 내원 시 나이, 수술 시 나이, 내원에서 수술까지 소요 시간의 차이는 없었으며, 백내장안과 건안의 굴절이상도 두 군에서 차이를 보이지 않았다(Table 5). 또한 최종적으로 사시가 발생한 12명에서 시력이 좋은 눈의 굴절상태를 기준으로 원시인 경우 내사 시가 1명, 근시인 경우 외사시가 9명, 내사시가 2명 발생하 였으나 두 군의 차이는 없었다(p=0.250, fisher’s exact test).

고 찰

정상 인구에서 사시의 유병률은 1.3%에서부터 4.5%로 알려져 있으나 소아백내장에서의 사시는 그 빈도가 정상인

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Table 3. Comparison of preoperative and postoperative visual acuity

(n = 26)

(n = 0) p-value

Preoperative visual acuity

Cataract eye 0.2 ± 0.2

(0.014-0.7)

0.2 ± 0.2 (0.014-0.5)

- 0.414^*

Normal eye 0.9 ± 0.2

(0.6-1.2)

0.8 ± 0.3 (0.6-1.2)

- 0.429^*

Difference 0.7 ± 0.3

(0.2-1.2)

0.7 ± 0.1 (0.5-0.8)

- 0.956^*

Orthotropia/Orthotropia (n = 27)

(n = 2) p-value

Postoperative visual acuity

(0.01-1.2)

0.3 ± 0.3 (0.04-0.8)

0.4 ± 0.0 (0.1-0.2)

<0.001^†

Normal eye 1.0 ± 0.2

(0.7-1.5)

0.9 ± 0.2 (0.6-1.2)

1.0 ± 0.0 (1.0-1.0)

0.280^†

(0.0-1.5)

0.6 ± 0.4 (0.2-1.2)

0.9 ± 0.0 (0.9-0.9)

0.015^†

*Independent T-test; ^†Analysis of variance (ANOVA) test.

Table 4. Comparison of amblyopia, spherical equivalent, primary intraocular lens implantation

(n = 30)

Orthotropia/

Strabismus (n = 5) p-value

Amblyopia (n, %) 18 (60.0) 6 (85.7) 5 (100.0) 0.116^*

Spherial equivalent (diopter, range)

(-2.3~+5.0)

0.1 ± 3.1 (-5.1~+4.3)

1.4 ± 6.6 (-7.3~+7.0)

0.689^†

Normal eye -0.3 ± 1.3

(-3.3~+4.5)

-0.1 ± 1.6 (-2.8~+2.9)

-0.3 ± 0.5 (-1.0~0.0)

0.920^†

(-1.4~+2.9)

0.2 ± 3.9 (-8.0~+4.3)

1.7 ± 6.1 (-6.3~+7.0)

0.626^†

*Chi-square test; ^†Analysis of variance (ANOVA) test.

Table 5. Comparison between exotropia and esotropia

Exotropia (n = 9)

Esotropia

(n = 3) p-value^*

Mean age at the first visit (months, range) 32.4 ± 39.9

(4-132)

36.0 ± 24.0 (12-60)

0.889 Mean age at cataract extraction (months, range) 39.7 ± 58.7

(6-192)

44.0 ± 30.2 (12-72)

0.907 Interval between diagnosis and cataract extraction (months, range) 7.3 ± 19.8

(0.3-60)

4.6 ± 6.4 (0.8-12)

0.826

Spherial equivalent (diopter, range)

(-7.3~7.0)

-1.1 ± 3.6 (-5.1~1.8)

0.456

Normal eye -0.5 ± 1.0

(-2.8~0.0)

0.9 ± 1.8 (-0.3~2.9)

0.117

(-6.3~7.0)

-2.0 ± 5.3 (-8.0~2.0)

0.245

*Independent T-test.

(5)

에 비해 많이 나타난다.⁸ 이는 시자극 결핍에 민감하게 반 응하는 시기 동안 시자극이 결핍되어 시계의 형태학적, 생 리학적 변화가 생기기 때문으로 설명될 수 있으며 또한 단 안 소아백내장에서 양안 소아백내장에 비해 사시의 발생빈 도가 높다고 알려져 있는데 이는 단안 소아백내장의 융합 장애가 커서 융합반사 신경지배가 정지된 상태가 지속되기 때문으로 생각된다.

백내장수술 후 사시의 발생은 백내장의 발생시기, 백내 장수술 시 나이, 양측성 유무, 백내장 형태, 백내장수술 전 시력 등과 관련이 있다고 알려져 있다. France and Frank⁴ 의 경우 단안 및 양안 소아백내장수술 후 70.5%에서, 단안 소아백내장수술 후 72.9%에서 사시가 발생하였다고 보고 하고 있고, Lambert et al⁹은 단안 소아백내장수술 후 75.0%

에서 사시를 보였다고 보고하고 있다. Awner et al¹⁰의 연구 에서는 21명의 단안 소아백내장 환자들 중 6명이 사시가 있었고 백내장수술 후 3명에서 추가적으로 새로 사시를 보 였다고 보고하였다. 본 연구에서는 백내장수술 전 42명 중 7명에서 사시가 있었으며, 백내장수술 후 5명에서 새롭게 사시가 발생하였고, 이미 사시가 있었던 환자들 중에서 백 내장수술 후 사시가 좋아진 경우는 없었다. 수술 후 사시가 발생한 경우 내원 시 평균 나이 및 수술 시 평균 나이가 어 렸는데 이는 이미 어린 나이에 시자극이 차단되면서 융합 장애가 발생하여 이른 나이에 수술을 받았더라도 술 후 사 시가 발현했을 것으로 생각된다.

백내장의 수술 시기의 경우 생후 6개월 이내에 수술을 해야 좋은 시력 및 좋은 예후를 보인다는 보고에서부터^, 빠 르게는 생후 2개월 이내에 수술을 해야한다는 보고도 있

다.^11,12 이는 시자극 결핍에 민감하게 반응하는 시기와 기간

이 있으며, 이 시기 내에 수술적 치료를 시행해야 비가역적 손상을 막을 수 있기 때문이다.¹³ 하지만 본 연구에서는 대 부분의 환자들이 백내장으로 내원하였던 시기가 이러한 시 자극 결핍에 반응하는 시기를 지나 내원한 경우가 대부분 이었다.

소아백내장에서 동반되는 사시의 형태는 연구에 따라 다 양하게 보고되고 있는데 Lyle and Jackson¹⁴는 단안 선천백 내장에서는 외사시가 흔하나 후천소아백내장에서는 내사 시가 더 흔하다고 보고하였으며, France and Frank⁴는 이와 반대로 선천백내장에서는 내사시가, 후천소아백내장에서는 외사시가 흔하다고 보고하고 있다. 또한 폭주기전이 발달 되기 전 저시력을 보일 경우 외사시가, 그 이후에 원시가 있는 경우는 내사시가 발생된다는 보고도 있으며, 단안 백 내장의 경우 3세를 기준으로 3세 이전에는 내사시와 외사 시가 비슷한 빈도로 보이고 3세 이후에는 외사시가 흔하다 는 보고도 있다.⁶

소아백내장에서는 약시가 흔히 동반되어 있는데, 특히나 단안 소아백내장에서 약시가 더 심한 것으로 알려져 있다. 이는 양안 소아백내장의 경우 형상시자극의 결핍만이 약시 의 발생 요소로 작용하나 단안 소아백내장의 경우 형상시 자극의 결핍과 함께 양안의 비정상적인 상호작용이 약시 발생 요소로 함께 작용하기 때문이다.¹ 본 연구에서도 42명 의 대상자 중 29명, 69.0%에서 발생하였으며, 높은 유병률 을 보였다.

또한 시력이 좋은 눈의 굴절상태에 따라 시력이 좋은 눈 이 원시일 경우 내사시가, 정시나 근시일 경우 외사시가 흔 하다는 보고도 있다.⁶ 본 연구에서는 최종 경과 관찰 시 외 사시가 9명, 내사시가 3명으로 외사시가 흔하게 나타났다.

본 연구에서는 외사시와 내사시 발생군 간의 내원 시 및 수 술 시 나이, 내원과 수술 사이의 간격은 차이를 보이지 않았 고, 건안과 백내장안의 굴절상태의 차이도 보이지 않았다.

본 연구에서 수술 전 사시가 있었던 환자들의 경우 층판 백내장이 1명, 핵백내장이 2명, 후극부백내장이 3명, 낭밑 백내장이 1명이었고 수술 후 사시가 발생한 경우 층판백내 장이 1명, 핵백내장이 1명, 후극부백내장이 2명, 낭밑백내 장이 1명이었으나 표본수가 적어 백내장의 종류에 따른 사 시 발생빈도의 비교는 어려웠다. 또한 소아백내장이라 하 더라도 선천 및 후천 백내장에 따라 사시 발생빈도의 차이 가 있을 것으로 생각되나, 연구 대상자들의 초진 시 평균 나이가 이미 66개월로 비교적 많아 이를 정확히 구분하기 어려워 이를 명확하게 구분하지 못하고 모두 합하여 비교 한 것은 본 연구의 한계가 될 것으로 생각된다. 본 연구를 통하여, 단안 소아백내장의 경우 외사시가 많게 나타나며, 양안 소아백내장에서 나타날 수 있는 눈떨림은 나타나지 않았고, 술 후 시력이 낮은 경우 사시가 발생할 가능성이 높다는 것을 알 수 있었다.

REFERENCES

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= 국문초록 =

단안 소아백내장과 사시발현의 임상양상

목적: 단안 소아백내장 환자들에서 사시의 유병률 및 임상양상과 발생에 영향을 미치는 인자들을 알아보고자 하였다.

대상과 방법: 1996년 1월부터 2011년 1월까지 단안 소아백내장으로 백내장 제거술을 시행 받은 환자 42명을 대상으로 수술 전과 수술 후에 각각 사시각 검사, 안구운동검사를 시행하여 사시 유병률을 확인하였으며 수술 전후 안구정렬에 따라 정위/정위, 정위/사시, 사시/사시로 나누어 세 군에서 수술시기, 시력, 약시유무, 구면렌즈대응치를 비교하였다.

결과: 소아백내장수술 전 사시는 7명에서 동반되어 있었고 수술 전에 사시가 없다가 수술 후 사시가 발생한 경우는 5명으로 최종적으 로 수술 후 12명에서 사시가 나타났다. 수술 전에는 외사시가 5명, 내사시가 2명이었고, 수술 후에는 외사시가 9명, 내사시가 3명으로 외사시가 내사시보다 흔하였다. 수술 전후 안구정렬에 따라 정위/정위, 정위/사시, 사시/사시의 세 군 간의 비교에서는 정위/사시군에 서 백내장수술 후 시력이 유의하게 낮았으며, 정상안과 백내장안의 시력차이가 유의하게 컸고, 수술시기, 약시 및 구면렌즈대응치는 차이를 보이지 않았다.

결론: 단안 소아백내장에서는 외사시가 가장 흔히 나타나며, 수술 후 시력이 낮은 경우 사시가 발생할 가능성이 높으므로 수술 후 이에 대한 주의 깊은 관찰이 필요할 것으로 생각된다.

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