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Arteriovenous Malformation on the Medial Plantar Area of the Foot: A Case Report

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정맥 치료 및 경험을 보고하고자 하였다.

본 연구는 원광대학교 의과대학 산본병원 의학연구윤리심의위 원회의 승인을 받아 진행되었다.

증례 보고

외상의 과거력이 없는 56세 여자 환자가 8년 전부터 시작된 왼 쪽 발바닥 내측부에 통증을 동반한 큰 종괴를 주소로 외래에 내원 하였다. 신체 검사에서 왼쪽 발바닥 내측 부위에 떨림(trilling) 및 발바닥 전체 부위의 저린감을 동반한 5×4.5 cm 크기의 박동성 종 괴가 있었고 내측족저신경(medial plantar nerve) 부위로 감각저하 소견을 보였으며 오래 걷거나 서 있을 시 내과(medial malleolus) 뒤쪽으로 혈관의 확장 소견을 보였다(Fig. 1). 초음파상 왼쪽 발 바닥 부위에 광범위한 동맥 정맥 채널을 보이는 4.2 cm의 종괴성 병변 소견을 보였으며(Fig. 2) MRI상 단지굴근(flexor digitorum brevis) 주위에 경계가 불분명한 발바닥의 혈관성 종괴가 후 경골 정맥으로 나가는 양상을 보여(Fig. 3), 동정맥 기형 의심하에 CT angiography를 시행하였다. CT angiography상에서 병변은 단지굴 동정맥 기형은 동맥과 정맥 사이의 비정상적인 연결로 인해 발

생하는 혈관의 흐름을 방해하는 동정맥 문합이다. 동정맥 기형은 흔치 않은 질환으로 저절로 없어지는 경우도 드물며, 재발이 흔하 며 치료되기 어려운 것으로 알려져 있다. 동정맥 기형은 주위 조직 과 골성 구조물들이 심하게 눌려야 증상이 발현되며 가장 흔한 부 위는 뇌, 폐 및 하지이다.

1-9)

본 증례에서는 족저 내측 부위에 박동성 잡음을 동반한 큰 종괴 를 관찰하였으며 초음파, 자기공명영상(magnetic resonance imag- ing, MRI), computed tomography (CT) angiography

3-5)

등을 통해 동정맥 기형의 진단 후 족저 중족 접근을 통한 종괴 절제 및 영양 혈관 결찰을 시행하여 만족스러운 결과를 얻어 본 증례를 통한 동

This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/

CC

by-nc/4.0) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

Copyright 2016 Korean Foot and Ankle Society. All rights reserved. ⓒ

Arteriovenous malformation (A-V malformation) is defined as an abnormal connection between arteries and veins that lead to A-V shunting with an intervening network of vessels. A-V malformation is a rare condition, and spontaneous regression is also rare. A-V malformation becomes symptomatic when the surrounding tissue and osseous structures are negatively affected. A-V malformation has a high recurrence rate and is relatively hard to treat. In this case, a huge mass with pulsatile and bruit on the medial plantar area were ob- served. With the diagnosis of A-V malformation in accordance with the results from ultrasonography, magnetic resonance imaging and computed tomography angiography, and mass excision with feeding vessel ligation through plantar midfoot approach was completed successfully.

Key Words: Arteriovenous malformation, Ultrasonography, Magnetic resonance imaging, Computed tomography angiography

Arteriovenous Malformation on the Medial Plantar Area of the Foot:

A Case Report

Dae-Ho Ha, Jung-Nam Kwon*, Yu-Mi Kim, Jun-Hyung Lee

Departments of Orthopedics Surgery and *General Surgery, Wonkwang University Sanbon Hospital, Gunpo, Korea

Received July 18, 2016 Revised October 4, 2016 Accepted October 12, 2016 Corresponding Author: Yu-Mi Kim

Department of Orthopedics Surgery, Wonkwang University Sanbon Hospital, 321 Sanbon-ro, Gunpo 15865, Korea

Tel: 82-31-390-2224, Fax: 82-31-390-2984, E-mail: [email protected] Financial support: This study was supported by research fund from Wonkwang University, 2016.

Conflict of interest: None.

(2)

찰되었다(Fig. 4). 따라서 동정맥 기형 진단하에 영양동맥 결찰과 함께 종괴의 절제를 시행하기로 결정하였다.

본 저자들은 주요 병변의 기원이 무지외전근과 단지굴근 사이의 근 내 존재하였으며 무지외전근(abductor hallucis)과 단지굴근 사

이의 근막부위인 중족(midfoot) 부위의 후 경골동맥의 분지인 내 측 족저 동맥에서 기시하여 후 경골 정맥으로 나가는 양상으로 관

Figure 1. (A, B) This is a photography at the first visit of outpatient deparment. There were drills and pulsation at the mass, tingling sensation on the overally entire sole aspect and sensory decease on medial plantar nerve territory (arrows). (A) Lateral view. (B) Plantar view. (C, D) Preoperative photo shows 5×4.5 cm huge mass on the medial plantar side of left foot.

A B

C D

A B

Figure 2. Ultrasonography shows a 4.2 cm mass-like lesion of the left foot plantar surface (A), which shows extensive arterial and venous channels (B).

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structure) 내에 다양한 크기의 동맥과 정맥의 구조를 가진 비정상 적 혈관의 소견을 보이고 있어 동정맥 기형으로 확진되었다(Fig.

6). 수술 2년 후 환자는 4, 5번째 발가락 족저부에 약간의 저린감만 남은 채 재발의 증거 없이 회복된 상태이다(Fig. 7).

고 찰

동정맥 기형은 동맥과 정맥 사이의 비정상적인 연결로 인해 발 생하는 혈관의 흐름을 방해하는 동정맥 문합이다. 동정맥 기형은 근막부위에 존재하는 것으로 생각되어 수술적 접근법으로 족저 중

족 접근법을 시행하기로 하였다. 족저근막의 내측경계와 무지외전 근의 하방 경계 사이를 종축으로 약 7 cm 피부 절개를 가하여 단지 굴근에 도달하여 근육을 가르고 종괴를 찾은 후 이를 따라가 영양 혈관을 찾아 확인 후에 후경골 동맥 및 정맥을 결찰한 후 종괴 절 제를 시행하였다. 종괴에 의한 무지외전근과 단지굴근 사이의 섬 유성 변성으로 인하여 내측 족저 신경 주변에 변성을 보이고 있어 내측 족저 신경의 신경박리술을 함께 시행하였다(Fig. 5). 병리학 적 소견상 긴 점액성 지지 구조물(loose myxomatous supporting

A B

Figure 3. Magnetic resonance imaging reveals ill-defined plantar vascular mass, mainly within flexor digitorum brevis musculature draining via enlarged pos- terior tibial vein. (A) Transverse view. (B) Coronal view.

A B

C D E

Figure 4. (A-D) Computed tomography angiography shows that mass is mainly located in the flexor digitorum brevis (FDB) muscle, originated poste-

rior tibial artery of midfoot around the fascia between abductor hallucis and FDB, drainged to posterior tibial vein. (E) Three-dimensional recontruc-

tion view.

(4)

A B

C D E

Figure 5. Intraoperative photography shows the procedures of the operation. Longitudinal 7 cm incision between medial aspect of plantar fascia and inferior border of abductor hallucis (A), approached to flexor digitorum brevis (FDB), incise the FDB and ligate the posterior artery and vein (arrow) (B).

(C) Mass is excised. (D) Mass is measured about 5.5 cm. (E) There is fibrotic change around medial plantar nerve (arrow) due to the mass, neurolysis is applied.

A B C

Figure 6. Macroscopic view (A), pathologic findings with H&E stain (B: ×50, C: ×200) reveals loose myxomatous supporting structure with abnormal vessels, which have a variety size of arterial and venous structures.

A B C

Figure 7. Clinical photography shows a previous operation site 1 year after operation. Plantar view (A), oblique view (B), and lateral view (C).

(5)

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은 3차원(three-dimensional, 3D) CT 같은 비침습적인 방법으로 대

체되고 있어 진단율을 높이고 있다.

Duplex 초음파는 동정맥 기형에 대한 많은 정보와 진단을 가능 하게 하고 동정맥 문합의 위치를 알 수 있게 해주며 주요 동정맥의 위치를 파악할 수 있게 해준다. CT angiography는 동정맥 문합의 위치를 정확히 알 수 있게 해주며 특히 3D 재건술을 통해 영양 동 맥, 문합의 위치, 배수 정맥 등을 잘 관찰할 수 있다.

3,4,8)

동정맥 기형의 치료로는 색전술, 혈관 경화 요법 및 수술적 절제 가 있다. Cyanocrylate agents와 ethylene alcohol copolymer가 동 맥 조영술 시 가장 많이 쓰인다. 에탄올은 조직괴사 및 이동의 위 험성이 있어 잘 쓰이지 않았으나 코일과의 동반 사용으로 합병증 의 발생을 줄였다.

8,9)

Shetty 등

1)

은 다발성 동정맥 기형에 대한 색전술로 성공적인 사 례를 보고 하기도 하였다. 동정맥 기형에서는 색전술로 성공적인 결과를 보여준 사례도 보고되지만 수술적 치료가 더 좋은 결과를 보인다고 알려져 있다.

8)

이렇듯 사지의 동정맥 기형에서는 색전술 이 수술적 절제보다 좋지 않기 때문에 본 증례에서도 수술적 절제 로 병변을 절제하여 비교적 양호한 결과를 얻을 수 있었다.

수술적 치료로는 크게 완전 절제와 부분 절제로 나눌 수 있는데 완전 절제는 국소화되어 있고 경계가 명확한 병변에서 가능하며 부분 절제는 손이나 발 등의 기능을 보존하기 위한 접근법이라고 할 수 있다. 족부에 대한 수술적 접근법은 광범위 접근법(extensive approach)과 족저 중족 접근법(plantar midfoot approach)이 있다.

이중 광범위 접근법은 시야가 좋고, 재발률이 낮은 장점을 가지고 있으나 허혈성 변화의 발생 가능성이 높다. 반면 족저 중족 접근법 은 주요혈관에 손상을 덜 주어 허혈의 발생 가능성이 낮으나 수술 적 시야 확보가 제한되며 작은 혈관분지들까지 찾아내어 결찰할 수 없어 재발률이 높다는 단점을 가지고 있다. 본 증례에서는 동정 맥 기형의 기원이 무지외전근과 단지굴근 사이의 근막에 존재하는

본 증례에서는 박동성 종괴를 보이는 드문 족저부의 동정맥 기 형에 대해 보고하였다. Bernard 등

2)

, Yu 등

5)

, Kunze 등

6)

도 족부의 동정맥 기형에 대해 수술적 치료를 시행한 증례도 보고하였다.

2,5,6)

박동성 및 잡음을 동반한 종괴가 있을 시 반드시 동정맥 기형을 의 심하고 그에 따른 이학적 검사를 시행한 후 방사선 사진, 초음파, MRI, CT angiography 등을 시행하여 정확한 병변을 인지한 후 치 료의 방향을 결정해야 할 것이다.

REFERENCES

11 Shetty PC, Beninson J, Collison DW, Burke TH. Successful em- bolization of multiple AV foot lesions--a case history1 Angiology1 1990;41:492-71

21 Bernard EB, Cicchinelli LD, Poindexter JM Jr. A surgical ap- proach to a vascular malformation in the plantar medial foot1 J Foot Ankle Surg1 1994;33:37-421

31 McNamara TO. Peripheral vascular imaging and intervention1 J Vasc Surg1 1993;18:720-11

41 Rogalski R, Hensinger R, Loder R. Vascular abnormalities of the extremities: clinical findings and management1 J Pediatr Orthop1 1993;13:9-141

51 Yu GV, Brarens RM, Vincent AL. Arteriovenous malformation of the foot: a case presentation1 J Foot Ankle Surg1 2004;43:252-91 61 Kunze B, Kluba T, Ernemann U, Miller S. Arteriovenous malfor-

mation: an unusual reason for foot pain in children1 Foot Ankle Online J1 2009;2:11

71 Kim JK, Kim JS. Arteriovenous malformation infiltrating the extensor hallucis longus tendon: a case report1 J Bone Joint Surg Am1 2010;92:210-61

81 Laurian C. Congenital arteriovenous malformations: what are the perspectives? Phlebolymphology1 2011;18:149-531

91 Hyun D, Do YS, Park KB, Kim DI, Kim YW, Park HS, et al. Etha-

nol embolotherapy of foot arteriovenous malformations1 J Vasc

Surg1 2013;58:1619-261

수치

Figure 1. (A, B) This is a photography at the first visit of outpatient deparment. There were drills and pulsation at the mass, tingling sensation on  the overally entire sole aspect and sensory decease on medial plantar nerve territory (arrows)
Figure 3. Magnetic resonance imaging  reveals ill-defined plantar vascular mass,  mainly within flexor digitorum brevis  musculature draining via enlarged  pos-terior tibial vein
Figure 7. Clinical photography shows a previous operation site 1 year after operation

참조

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