pISSN: 0378-6471⋅eISSN: 2092-9374
http://dx.doi.org/10.3341/jkos.2014.55.11.1642
Original Article
만성 중심장액맥락망막병증에서 나타난 바깥 망막 관상화
Outer Retinal Tubulation in Chronic Central Serous Chorioretinopathy
유 성1⋅김진선1⋅권수현2⋅김인택2
Sung Yu, MD1, Jin Seon Kim, MD1, Soo Hyun Kwon, MD2, In Taek Kim, MD, PhD2
제일안과병원1, 경북대학교 의학전문대학원 안과학교실2 Cheil Eye Hospital1, Daegu, Korea
Department of Ophthalmology, Kyungpook National University School of Medicine2, Daegu, Korea
Purpose: To evaluate outer retinal tubulation (ORT) found in chronic central serous chorioretinopathy (CSC) using color fundus photography and spectral domain optical coherence tomography (SD-OCT).
Methods: ORT identified in patients with chronic CSC was examined using color fundus photography, fundus autofluorescence image, fluorescein angiography, indocyanin green angiography, and SD-OCT. The images were analyzed for morphological fea- tures, location, and size of ORT in the retinal layers.
Results: ORT was detected in 3 of 342 (0.88%) chronic CSC patients. Color fundus photography revealed circular or ovoid shape with hollow lumen and deep yellowish border mainly appearing at the affected retinal pigment epithelium layer in the mac- ular area. SD-OCT B-scan revealed hyperreflective material observed inside the hyporeflective internal space with hyper- reflective border. ORT had circular or ovoid shape on the SD-OCT C-scan. ORT was primarily located on the outer nuclear layer in the retina, emanating to the inner nuclear layer and was not greater than 170 x 170 µm in size when measured with SD-OCT B-scan image.
Conclusions: ORT was identified in patients with chronic CSC which was observed using color fundus photography and circular or ovoid structure was observed using a SD-OCT C-scan.
J Korean Ophthalmol Soc 2014;55(11):1642-1650
Key Words: Chronic central serous chorioretinopathy, Outer retinal tubulation, Spectral domain optical coherence tomography
￭Received: 2014. 3. 28. ￭ Revised: 2014. 7. 28.
￭Accepted: 2014. 10. 3.
￭Address reprint requests to Jin Seon Kim, MD
Cheil Eye Hospital, #1 Ayang-ro, Dong-gu, Daegu 701-820, Korea
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스펙트럼영역(spectral domain) 빛간섭단층촬영을 통하여 망막의 미세구조를 조직학적 수준에 가깝게 탐색하게 되면 서 다양한 망막변성질환이 밝혀졌다. 그중 outer retinal tu- bulation (ORT)은 연령관련황반변성에서 처음 밝혀졌다. 이 구조물은 망막 바깥핵층에 존재하고 빛간섭단층촬영 B-scan 에서 저반사 공간을 과반사 고리로 둘러싼 구조로 원형이
나 난형으로 나타나며 빛간섭단층촬영 C-scan에서는 관모 양으로 나타난다.1 이전에는 ORT를 낭성황반부종이나 망 막하액으로 오인하여 불필요한 치료를 하는 경우도 있었지 만, ORT는 지속적인 낮은 수준의 망막 손상으로 인한 광수 용체층의 재배열로 발생하며 삼출과정의 산물이 아니기 때 문에 특별한 치료를 요하지 않는다.1
ORT는 여러 망막질환에서 나타날 수 있다. 연령관련황반 변성뿐만 아니라, 다른 망막변성질환으로 다초점성 맥락막 염(multifocal choroiditis), 비에띠 결정망막증(bietti’s crys- talline dystrophy), 혈관줄무늬 망막병증(angioid streak), 나 비모양 망막이상증(pattern dystrophy), 노른자모양이상증 (Best’s disease), 뇌회형 맥락망막위축(gyrate atrophy), 만성 중심장액맥락망막병증(central serous chorioretinopathy) 등
경북대학교병원 외래진료에서 만성 중심장액맥락망막병 증으로 진단된 환자를 후향적으로 조사하였다. 증상이 6개 월 이상 지속되고 검사에서 황반부의 변색, 망막색소상피 위축을 나타내는 창문비침, 망막색소상피길(retinal pigment epithelial tract), 그리고 맥락막혈관 과투과가 관찰되는 경 우에 만성 중심장액맥락망막병증으로 진단하였다. 연령관 련황반변성의 맥락막신생혈관이나 결절맥락막혈관병증의 결절 및 비정상적 혈관망과의 감별을 위하여 인도사이아닌 그린혈관조영술을 시행하였다. 검사에서 초기에 나타나는 과형광이 후기까지 지속되고 확장되는 경우, 결절성 병변 이 관찰되는 경우, 그리고 망막내출혈 및 혈액성 삼출물이 관찰되는 경우는 대상에서 제외하였다.
모든 환자에서 최대 교정시력, 세극등현미경검사, 안압검 사, 천연색 안저사진, 안저자가형광촬영, 형광안저혈관조영 술, 인도사이아닌그린혈관조영술, 빛간섭단층촬영을 실시하 였다. 빛간섭단층촬영은 2가지 다른 스펙트럼영역 빛간섭단 층촬영(SD-OCT) 장비로 Cirrus® high definition (HD)-OCT (Carl Zeiss Meditec, Dublin, California, USA)와 Spectralis® Heidelberg retinal angiography (HRA)-OCT (Heidelberg Engineering, Heidelberg, Germany)를 사용하였다. Cirrus® HD OCT는 5 μm의 축해상도와 초당 27,000 축 스캔(axial scan) 속도를 가지는 SD-OCT로 512×128 macular cube, 200×200 스캔과 5-선(line) 라스터(raster) 방식이 있다.7 본 연구에서는 라스터 스캔(raster scan) 방식으로 황반부 6×6 mm에 해당하는 부위를 512 A-scan을 구성하는 128개의 수 평 스캔(horizontal scan) 선으로 측정하는 macular cube 512×128 스캔을 사용하였다.8 Spectralis® HRA-OCT에서는 High speed mode를 이용하여 황반부 6×6 mm에 해당하는 부위를 1536 픽셀로 구성한 25개의 B-scan과 193개의 C-scan을 사용하였다. B-scan은 가로면(transverse)과 수직 면(vertical)으로 분할하여 촬영하는 기법을 지칭하며 C-scan 은 관상면(coronal)을 기준으로 단면을 나눈 후 그것을 삼차 원적으로 재구성하는 방법을 말한다. 특히 본 연구에서 C-scan의 경우 망막색소상피의 내측 20 µm 위를 주사한 방 식을 사용하였다. ORT는 빛간섭단층촬영에서 망막의 바깥 핵층에 위치하고 원형 또는 난형으로 명확한 과반사의 바
를 주소로 내원한 54세 남자 환자로 내원 시 최대 교정시력 은 logMAR로 우안 0.40, 좌안 1.22이었다. 천연색 안저사 진에서 황반부의 변색과 바깥은 황색이며 속은 비어 있는 반점들이 관찰되었다. 빛간섭단층촬영 B-scan에서 양안에 망막색소상피의 증식으로 인한 돌출(bumpy RPE) 및 천연 색 안저사진에서 관찰된 바깥은 황색이며 속은 비어 있는 반점과 일치하는 ORT가 관찰되었다. 형광안저혈관조영술 과 인도사이아닌혈관조영술에서 양안에 망막색소상피위축 을 나타내는 창문비침과 망막색소상피길이 관찰되어 만성 중심장액맥락망막병증으로 진단하였다. 경과관찰 중 2번의 국소레이저를 시행하였으며 최종 경과관찰 시 우안 0.90, 좌안 1로 측정되었다. 두 번째 환자(Fig. 3, 4)는 1년간의 양 안의 시력저하를 주소로 내원한 69세 남자 환자로 내원 시 최대 교정시력은 logMAR로 우안 1.30, 좌안 1이었다. 천연 색 안저사진에서 관찰된 바깥은 황색이며 속은 비어 있는 반점과 일치하는 ORT가 빛간섭단층촬영에서 관찰되었고 양안의 광수용체층은 국소적으로 단절되어 나타났다. 형광 안저혈관조영술과 인도사이아닌혈관조영술에서 양안에 황 반부의 변색과 망막색소상피위축이 관찰되어 만성 중심장 액맥락망막병증으로 진단하였다. 1달 간격으로 2회에 걸쳐 항혈관내피세포성장인자 주사치료를 시행하였으나, 경과관 찰 1년 동안 ORT의 구조적 변화는 없었다. 세 번째 환자 (Fig. 5)는 57세 여자 환자로 3년간의 변시증과 1개월간의 우안 시력저하를 주소로 내원하였다. 최대교정시력은 내원 시 logMAR로 우안 0.15, 좌안 0이었다. 경과 관찰 중 빛간 섭단층촬영에서 중심와를 포함하는 광수용체층의 단절과 과반사의 바깥 고리를 가지면서 내부는 저반사 공간을 가 지는 ORT가 우안에 관찰되었다. 형광안저혈관조영술 및 인도사이아닌그린혈관조영술에서 창문비침과 맥락막혈관 과투과가 관찰되어 만성 중심장액맥락망막병증으로 진단 하였다. 1 차례 국소레이저를 시행하였으나 최종 경과관찰 시 우안 0.80, 좌안 0으로 측정되었다.
3 증례 모두에서 빛간섭단층촬영상 관찰된 ORT는 천연 색 안저사진에서 관찰된 바깥은 황색이며 속은 비어 있는 반점과 그 위치가 동일하였다(Fig. 1A, 2A, 3A, 4A, 5A).
ORT는 빛간섭단층촬영 B-scan에서는 바깥의 고리는 과반
Figure 1. (A) Color fundus photography of right eye of a 54-years-old man with outer retinal tubulation in chronic
central serous chorioretinopathy. Black arrows indicate some outer retinal tubulation which represents deep yellow- ish spots on color fundus photography. White box represents the area of B-scan and C-scan. (B) Spectral domain opti- cal coherence tomography (SD-OCT) B-scan (left: horizontal section through the fovea, right: vertical section through the fovea) showed circular and ovoid structures with hyperreflective borders representing outer retinal tubu- lation in the outer nuclear layer (red arrows). (C) Spectral domain OCT C-scan shows multiple circular or ovoid shapes with hyperreflectivity, which correspond with deep yellowish spots on color fundus photography (black ar- rows). (D) Fluorescein angiography and indocyanin green angiography show retinal pigment epithelium track in chronic central serous chorioretinopathy.사를 나타내었고 내부는 저반사를 나타내었으며 내부공간 에 과반사의 반점들이 관찰되었다(Fig. 1B, 2B, 3B, 4B, 5B).
빛간섭단층촬영 C-scan에서는 원형이거나 난형으로 나타났
다(Fig. 1C, 2C, 3C, 4C, 5C). ORT의 위치는 주로 바깥핵층 에 위치하였으나 큰 것은 속핵층까지 뻗쳐 있었으며 그 크 기는 Spectralis® HRA-OCT로 촬영하였을 때, 라스터 선의
A C
B
D
Figure 2. (A) Color fundus photography of left eye of a 54-years-old man with outer retinal tubulation in chronic cen-
tral serous chorioretinopathy. Black arrows indicate outer retinal tubulation which correspond with red arrows in spec- tral domain OCT B-scan. White box represents the area of B-scan and C-scan. (B) Spectral domain optical coherence tomography (SD-OCT) B-scan (left: horizontal section through the fovea, right: vertical section through the fovea) showed circular and ovoid structures with hyperreflective borders representing outer retinal tubulation in the outer nu- clear layer (red arrows). (C) Spectral domain OCT C-scan shows multiple circular or ovoid shapes with hyper- reflectivity, which correspond with deep yellowish spots on color fundus photography. (D) Fluorescein angiography and indocyanin green angiography show retinal pigment epithelium track in chronic central serous chorioretinopathy.간격 240 µm을 기준으로 170×170 µm을 넘지 않았다(Fig.
3B, 4B, 5B). 이들은 모두 형광안저혈관조영술 및 인도사이 아닌그린혈관조영술에서 황반부의 망막색소상피위축이 있 는 부위에서 관찰되었다(Fig. 1D, 2D, 3D, 4D, 5D).
고 찰
ORT는 연령관련황반변성이나 망막외층에 영향을 주는 망막변성 질환에서 발견된다.1 연구에 따르면 ORT는 연령
B
D
A C
B
D
Figure 3. (A) Color fundus photography of right eye of a 69-years-old man with outer retinal tubulation in chronic
central serous chorioretinopathy. Black arrows indicate outer retinal tubulation which correspond with red arrows in spectral domain optical coherence tomography (SD-OCT) B-scan. White box represents the area of C-scan. (B) Spectral domain OCT B-scan showed circular and ovoid structures with hyperreflective borders and contained hyper- reflective material within their lumen representing outer retinal tubulation. (C) Spectral domain OCT C-scan showed circular pattern of outer retinal tubulation located near atrophic scar. (D) Fluorescein angiography and indocyanin green angiography show retinal pigment epithelium atrophy in chronic central serous chorioretinopathy.B
D
Figure 4. (A) Color fundus photography of left eye of a 69-years-old man with outer retinal tubulation in chronic
central serous chorioretinopathy. Black arrows indicate outer retinal tubulation which correspond with red arrows in spectral domain optical coherence tomography (SD-OCT) B-scan. W hite box represents the area of C-scan. (B) Spectral domain OCT B-scan showed circular and ovoid structures with hyperreflective borders and contained hy- perreflective material within their lumen representing outer retinal tubulation. (C) Spectral domain OCT C-scan showed circular pattern of outer retinal tubulation located near atrophic scar. (D) Fluorescein angiography and in- docyanin green angiography show retinal pigment epithelium atrophy chronic central serous chorioretinopathy.A C
B
D
Figure 5. (A) Color fundus photography of right eye of a 57-years-old woman with outer retinal tubulation in chronic
central serous chorioretinopathy. Black arrows indicate outer retinal tubulation which correspond with red arrows in spectral domain optical coherence tomography (SD-OCT) B-scan. White box represents the area of C-scan. (B) Spectral domain OCT B-scan showed circular and ovoid structures with hyperreflective borders representing outer retinal tubulation. (C) Spectral domain OCT C-scan showed circular pattern of outer retinal tubulation located near atrophic scar. (D) Fluorescein angiography and indocyanin green angiography show window defect in chronic central serous chorioretinopathy.된 ORT는 천연색 안저사진에서도 그 형태가 모두 관찰된 것은 다른 질환과 달리 특이하였다. 지금까지 만성 중심장 액맥락망막병증에서 ORT가 나타나는 경우에 천연색 안저 사진에서도 관찰될 수 있다고 구체적으로 언급한 보고는 없었다. 만성 중심장액맥락망막병증에서 천연색 안저사진 상 관찰된 황색 반점은 형광안저혈관조영상 황반부 망막색 소상피위축이 있는 부위에서 관찰되었는데 그 형태는 대체 로 원형이거나 난형이었고 바깥은 짙은 황색으로 그 속은 비어 있었다. 천연색 안저사진에서 관찰되는 원형의 구조 적 변화는 빛간섭단층촬영에서 관찰된 ORT와 그 위치에서 일치하였다. 이에 비하여 연령관련황반변성에서는 빛간섭 단층촬영에서 관찰된 ORT가 천연색 안저사진에서 특별한 소견으로 나타나지 않았다1. 이는 망막하출혈, 혈액성 삼출 물, 그리고 망막내액과 망막하액 등 복잡한 병리과정으로 인한 조직의 변화 즉, 반흔의 비후로 인하여 천연색 안저사 진에서 ORT가 나타나지 않은 것으로 추정한다. 또한 만성 중성장액맥락망막병증에서는 연령관련황반변성에서 볼 수 있는 망막하출혈 및 혈액성 삼출물 등 복잡한 병리과정과 는 달리 광수용체층에 대한 상해가 보다 단순하게 작용하 여 망막색소상피위축으로 천연색 안저사진에 병변이 나타 났을 것으로 추정한다.
ORT에서 그 모양 및 크기를 더욱 세분화하는 데 빛간섭 단층촬영 C-scan이 유용하게 이용된다. 빛간섭단층촬영 C-scan은 약 10년 전부터 이용된 촬영방법으로 연령관련황 반변성에서만 드물게 사용되는 기법이었다. 최초로 Zweifel et al1이 보고한 ORT는 연령관련황반변성에서 빛간섭단층 촬영 C-scan상 관모양을 나타내었다. 특히 삼출성 연령관련 황반변성에서는 거짓수지(pseudo-dendritic) 관모양의 ORT 가, 위축성 연령관련황반변성에서는 병소주위(perilesional) 관모양의 ORT가 보고되었다.9 그러나 본 연구에서 만성 중 심장액맥락망막병증의 ORT는 관모양이 아닌 원형이거나 난형을 나타내었다. 이는 만성 중심장액맥락망막병증에서 의 ORT가 연령관련황반변성과 달리 보다 더 국소적이고 단순한 자극으로 인하여 발생하기 때문인 것으로 추정한다.
Wolff et al10은 초기 연구에서 ORT의 발생에 염증이 주 된 원인이라고 하였으나, 그 후 ORT를 빛간섭단층촬영
다. 과반사의 고리로 둘러싸인 저반사 공간 내에 과반사 물질이 있는데 이것은 변성된 광수용체의 외절이 모인 것 으로 추정한다.1 ORT의 병리에 대하여 명확히 밝혀진 바는 없지만 망막변성의 마지막 단계인 것으로 생각한다. 보고 에 따르면, 첫 번째 단계는 광수용체가 망막내나 망막하의 삼출물에 의해 치사량에 가까운 손상을 입으면서 생긴다. 그 후 망막색소상피 자체의 변성이 생기고 광수용체 외절 (outer segment)의 지상돌기접합(interdigitation)이 소실된다.
망막색소상피와 신경교세포 등 근접세포와 함께 폐쇄띠 (tight junction)가 파괴되면서 남아있는 세포들이 가장자리 쪽으로 서로 결합하여 관모양을 나타낸다.1 본 연구에서도 만성 중심장액맥락망막병증의 ORT가 주로 황반부의 망막 색소상피위축 부위에서 관찰되었다.
앞에서 기술한 것처럼 ORT는 망막의 광수용체에 가해진 지속적인 상해로 인하여 생기는 조직변화이다. 따라서 당 뇨황반부종이나 망막정맥폐쇄처럼 망막내층에 생기는 낭 성황반부종과 관련된 질환에서는 관찰되지 않는다.1 그러나 ORT는 망막내액 혹은 망막하액이 있어도 나타날 수 있다.
이러한 소견은 연령관련황반변성의 ORT에서 자주 관찰된 다. 만성 중심장액맥락망막병증에서도 망막하액의 거듭된 자극과 맥락막혈관의 순환장해가 ORT를 형성하는 데 관여 하기 때문에 광수용체층의 변화로 인한 ORT가 망막내액이 나 망막하액과 동반되어 나타날 수 있다(Fig. 1, 4).
대부분의 경우에 ORT는 시간이 지나도 그 병변이 유지 된다. Zweifel et al1의 보고에 따르면 항혈관내피세포성장 인자 주사치료 후에 ORT의 크기와 모양이 약간 감소하나 일시적이었다. 이 경우에서 주사치료 5주 후에 ORT가 감 소하였으나 10주 후에는 원래 모양으로 복귀되었으며일시 적인 ORT 구조의 감소는 결과적으로 시력호전과는 상관이 없었다.1 본 연구에서도 한 명의 환자에서 항혈관내피세포 성장인자 주사치료를 시행하였으나 1년 동안의 경과관찰 동안 ORT의 구조적 변화는 없었다.
연령관련황반변성에서 ORT는 주로 바깥핵층 내에 있기 때문에 관의 높이에 제한이 있지만 그 범위는 황반부에 넓 게 분포한다.1 만성 중심장액맥락망막병증에서의 ORT는 바깥핵층에 위치하거나 큰 것은 속핵층까지 뻗쳐있었으나
= 국문초록 =
만성 중심장액맥락망막병증에서 나타난 바깥 망막 관상화
목적: 만성 중심장액맥락망막병증에서 Outer Retinal Tubulation (ORT)을 천연색 안저사진과 빛간섭단층촬영으로 관찰한 경우를 보고 하고자 한다.
대상과 방법: 만성 중심장액맥락망막병증로 진단된 환자 중 ORT가 관찰된 3명의 5안에서 천연색 안저사진, 안저자가형광촬영, 형광안 저혈관조영술, 인도사이아닌그린혈관조영술, 그리고 빛간섭단층촬영을 실시하여 ORT의 형태, 위치, 크기를 알아보았다.
결과: 만성 중심장액맥락망막병증을 가진 342명 중 3명(0.88%)에서 ORT가 관찰되었다. ORT는 빛간섭단층촬영에서 관찰되는 소견이 나 만성 중심장액맥락망막병증에서는 천연색 안저사진에서도 그 형태가 관찰되었다. 천연색 안저사진에서 주로 황반부의 망막색소상 피 장해가 있는 부위에서 관찰되었고 그 형태는 대체로 원형이거나 난형이었으며 바깥은 짙은 황색으로 그 속은 비어 있었다. ORT는 빛간섭단층촬영 B-scan에서 바깥의 고리는 과반사를 나타내었고 내부는 저반사를 나타내었으며 내부 공간에 과반사의 반점들이 관 찰되었다. 빛간섭단층촬영 C-scan에서는 원형이거나 난형으로 나타났다. ORT의 위치는 주로 바깥핵층에 위치하였으나 큰 것은 속핵 층까지 뻗쳐 있었다. 그 크기는 빛간섭단층촬영 B-scan에서 170x170 μm을 넘지 않았다.
결론: ORT는 만성 중심장액맥락망막병증에서도 나타날 수 있음을 확인하였으며 천연색 안저사진에서도 관찰할 수 있었다. 만성 중심 장액맥락망막병증의 ORT는 빛간섭단층촬영 C-scan에서 원형이거나 난형으로 나타났다.
<대한안과학회지 2014;55(11):1642-1650>
그 범위는 국소적이었고 위축된 망막색소상피의 가장자리에 서 발견되었다. 그 크기는 Spectralis® HRA-OCT로 촬영하였 을 때 라스터 선의 간격을 기준으로 170×170 μm로 측정되 었는데 연령관련황반변성에서는 관찰된 크기인 200×350 μm, 200×350 μm, 200×200 μm인 것에9 비하여 더 작았다.
ORT는 변성을 동반하는 여러 망막변성 질환에서 나타나 지만, 질환에 따라서 나타나지 않은 경우도 있다. 그리고 각 질환의 병리과정에 따라 그 모양과 크기가 다르게 나타 난다. 본 연구를 통하여 만성 중심장액맥락망막병증에서도 드물게 ORT가 나타날 수 있음을 확인하였으며 천연색 안 저사진에서도 관찰할 수 있었다. 본 연구는 만성 중심장액 맥락망막병증에서 나타난 ORT의 수가 적어 앞으로 더 많 은 환자에 대한 고찰이 필요하며, 다른 질환에서의 ORT 양 상에 대한 보다 많은 비교가 필요하겠다.
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