- 1예 보고 -

101 대한정형외과학회지: 제 38 권 제 1 호 2003

J. of Korean Orthop. Assoc. 2003; 38: 101-3

101 연골 유점액 섬유종은 연골에서 기원하는 골종양으로 분엽화 된 섬유성, 점액성 그리고 연골성의 조직학적 특징을 지니는 국 소적으로 침습적인 양성 종양이다. 가장 호발하는 부위는 경골 근위부이고 다음으로 대퇴골 원위부, 족부의 순서로 발생빈도를 나타낸다. 또한 측두골, 상악골, 늑골, 척추골에도 발생한 증례 가 보고 되었다^5,8). 그러나 연골 유점액 섬유종이 대퇴 근위부 골간단부에 발생한 예는 드물며, 더욱이 그 합병증으로 대퇴 골 두 골단 분리증이 동반된 예는 아직 보고된 바가 없다.

저자들은 13세 남자 환자의 대퇴 경부에 골단판에 근접하여 발생한 연골 유점액 섬유종을 치료한 후, 대퇴 골두 골단 분리 증이 발생한 1예를 경험하였기에 이에 문헌 고찰과 함께 보고하 는 바이다.

증 례

13세 남아로 뚜렷한 외상력 없이 8개월 전에 발생되어 점차 악화되는 좌측 대퇴부의 동통과 좌측 하지의 파행을 주소로 내 원하였다. 환아는 과거력 상 내원 2년 3개월 전에 좌측 대퇴골 경부의 근위 성장판 근접부에 발생한 연골 유점액 섬유종으로 본원에서 소파술 및 동종골 이식술을 시행 받았으며 수술 전 시 행한 단순 방사선 사진(Fig. 1A) 및 MRI (Fig. 1B) 상 대퇴 골 근위 성장판의 침범 소견을 보였으나 골단은 침범되지 않았 었다. 명확한 대퇴골 길이의 차이는 없었다. 조직학적 검사상 연 골 유점액 섬유종으로 진단되었다(Fig. 2). 골이식술 전에 철저 한 병소내 소파술을 시행하였으나 가능한 한 성장 연골판은 보 존하려고 노력하였다(Fig. 3A). 내원 8개월 전 좌측 고관절부 에 경미한 동통이 발생되기 전까지 외래 추시 상 동통없이 정상

101 101 통신저자 : 김 양 수

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연골 유점액 섬유종은 연골에서 기원하는 비교적 드문 양성 종양으로서 주로 장골의 골간단부를 침범하며 근위경골 성장판 근접부에 가장 호발한다. 본 증례는 대퇴골 경부의 성장판 근접부에 발생한 연골 유점액 섬유종으로 소파술 및 동종골 이식술로 치료한 후 27개월에 대퇴골단 분리증이 발생하였으며 이를 금속 나사로 내고정하였다. 이에 저자들은 대퇴경부 성장판 근접부에 발생한 연골 유점액 섬유종을 소파술 및 골 이식술로 치료한 후 병발된 대퇴 골두 골단 분리증을 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

색인 단어 :대퇴경부, 연골 유점액 섬유종, 대퇴 골두 골단 분리증

대퇴경부 성장판근접 연골 유점액 섬유종 소파술 후 발생한 대퇴 골두 골단 분리증

- 1예 보고 -

옥인영∙정양국∙김양수∙홍승환

가톨릭대학교 의과대학 정형외과학교실

Slipped Capital Femoral Epiphysis after Curettage of Juxtaphyseal Chondromyxoid Fibroma of the Femoral Neck

In-Young Ok, M.D., Yang-Guk Chung, M.D., Yang-Soo Kim, M.D., and Seung-Hwan Hong, M.D.

Department of Orthopaedic Surgery, Kang-Nam St. Mary’s Hospital, The Catholic University of Korea, College of Medicine, Seoul, Korea Chondromyxoid fibroma is a relatively rare benign but potentially aggressive tumor of cartilagenous origin. It usually occurs in the metaphysis of the long bones and the most common site of involvement is near the growth plate of the proximal tibia. We experienced a case of chondromyxoid fibroma, which occurred in the juxtaphyseal portion of the femoral neck. It was treated by curettage and allo- genic bone graft initially. Twenty-seven months after this first operation, the capital femoral epiphysis slipped, which was treated by screw fixation. Here, report a case of SCFE after curettage and bone graft for juxtaphyseal chondromyxoid fibroma at the femoral neck and include a brief review of literature.

Key Words : Femoral neck, Juxtaphyseal chondromyxoid fibroma, Slipped capital emoral epiphysis

활동을 하였으며, 국소적인 종양 재발이나 뚜렷한 성장장해의 소견은 발견되지 않았고 이식한 동종골의 유합 소견을 관찰할 수 있었다(Fig. 3B). 이학적 검사소견으로는 좌측 고관절의 외 전 및 내회전 제한 및 좌측 고관절부 압통, Patrick검사 양성 소 견을 보였으며 좌측 고관절을 굴곡시킬 때 대퇴부가 외회전되는 경향을 보였다. 내원 당시 시행한 단순 방사선 사진(Fig. 4A) 상 좌측 대퇴 골두 골단의 중등도의 후내방 전위 소견을 보였으 며 1.8 cm의 좌측 대퇴골 단축이 관찰되었다. 수술적 치료는 환 자를 앙와위로 눕히고 영상증폭 투시 장치 하에서 골단판의 전 위를 무리하게 정복하지 않은 상태에서 한 개의 금속 나사를 이 용하여 내고정 하였다. 수술 후 4개월 경과된 현재 추가적인 골 단의 전위와 같은 이상 소견없이 양호한 임상경과를 보이고 있 다(Fig. 4B).

고 찰

연골 유점액 섬유종은 연골에서 기원하는 양성 종양으로 단순 방사선 사진 상 골간단부, 성장 연골판 가까이에 편심성의 경계 가 분명한 골 용해소견을 보이며, 주변에는 골경화 소견이 관찰 된다. 연골성 병변에서 흔히 관찰되는 석회화는 매우 드물게 나 타나며, 골막 반응은 잘 보이지 않는 것이 특징이다. 치료는 병 소내 절제시 정상적인 해면골이 노출되도록 충분히 제거하고 골 결손 부위에 골이식을 시행하며 내고정을 병행하기도 한다⁶⁾. 종 양이 광범위하거나 재발한 경우에 철저한 변연 절제나 가능하면 광범위 절제를 시행한다. 비교적 흔히 재발하는 증례들은 주로 불 충분한 소파술이 시행되어 종양조직의 제거가 불완전한 경우 이다.

102 옥인영∙정양국∙김양수 외 1인

Fig. 1.A: Initial plane radiograph of pelvis AP in a 11-years-old male showing a large radiolucent osteolytic bony lesion with thin marginal sclerosis, which involves the medial half of the left femoral neck and abuts the proximal femoral growth plate. B: A T2 weighted MRI of both hips demonstrating an eccentric metaphyseal lesion involving the medial half of proximal femoral growth plate. There was no evi- dence of epiphyseal involvement.

A B

Fig. 4.A: Plane radiograph of pelvis AP shows markedly slipped left capital femoral epiphysis with resultant femoral length shorten- ing. B: Four months follow up radiograph after in situ pinning with a cannulated screw revealing well maintained fixation and showing no evidence of additional slippage or shortening.

A B

Fig. 2.Histological examination showing a mixture of hypocellular regions with myxoid tissue and a more cellular area, which is con- sistent with chondromyxoid fibroma.

Fig. 3.A: Postoperative radiograph: After thorough curettage of the lesion, the defect was filled with allograft chip bones. During the operation all efforts were made to preserve the remained growth plate. B: At 18 months after operation, the follow up radiograph shown showed incorporation of the grafted bones and remodeling.

A B

정확한 기전은 아직 밝혀지지 않으나 성장판은 일반적으로 종 양세포의 침범이나 파급을 방지하는 역할을 하며 이는 성장판의 연골세포가 혈관 내피세포의 이동과 증식을 억제하여 종양의 침 범을 저지시키기 때문으로 생각되며^2,3) 또한 국소에서 분비되어 작용하는 교원질 분해효소 등 골의 흡수 및 용해를 일으키는 여 러 가지 물질들의 작용에 대하여 연골세포 층이 저항하기 때문 으로 생각된다. 그러나 이러한 성장판 연골층의 종양침범에 대 한 저항은 부분적이며¹⁾ 발생한 종양의 종류나 진행정도에 따라 다르다. 성장판의 침범 여부 및 정도에 대한 평가는 단순 방사 선 사진만으로는 어려우며, MRI가 비교적 정확하고 유용한 것 으로 알려져 있다¹⁾.

성장판 폐쇄전에 성장판 근접부에서 발생한 종양으로 인한 성 장장해에 대하여 다양한 보고들이 있으며^1-4,7) 성장장해는 종양자 체의 침범이나 종양 제거술시의 손상에 의한 것으로 생각되고 있다. 성장판 근접 종양의 수술적 치료는 남아있는 성장판을 보 존하면서 종양조직을 충분히 제거하여 국소 재발을 막아야하는 어려움이 있으나 성장판 근접부에서 발생한 양성 골낭종에서 수 술이나 반복적인 외상없이 성장장해가 발생한 경우도 있어⁴⁾ 수 술시 성장판 손상으로인한 성장 장해를 우려하여 수술을 피할 필요는 없다. 또한 성장 장해는 성장판 연골층 중 정지대와 증 식대까지 손상된 경우에 발생하며 점진적 석회화 층이나 성숙대 만의 손상으로는 잘 발생하지 않을 것으로 생각되어 골간단부에 서 발생하여 부분적으로 성장판을 침범한 종양이라 할지라도 추 가적인 성장이 가능할 것으로 보인다. Rizzo 등⁷⁾은 성장판의 연 골과 접한 13예의 동맥류성 골낭종을 소파술 및 골 이식술로 치 료하여 정상적인 길이성장을 얻었다고 보고하였다.

본 환자에서 수술 전 시행한 MRI상 일부 성장판의 침범소견 을 보이나 수술 후 19개월까지 뚜렷한 성장장해의 소견이 없었 으며 그 후에 국소재발의 소견없이 대퇴 골두 골단 분리증이 발 생되어 진행된 것은 적어도 대퇴골 근위 성장판의 정지대나 증 식대가 종양 침범이나 소파술에 의하여 완전히 파괴되지 않고 보존되었음을 뜻한다. 그러므로 성장판 근접부에 발생한 종양의 수술시에 가능하면 성장판의 연골을 부분적으로라도 보존하도록 노력하는 것이 필요할 것으로 보인다.

본 환자에서와 같이 성장이 빠르게 진행하는 활동적인 환아에 서는 종양침범 및 수술로 인하여 성장판 아래 골단부의 골성 지 지가 약화되고 이와 관련되어 골단 분리증이 병발될 수 있을 것 으로 생각된다. 그러므로 과도한 힘이 골단부에 가해지는 것을 피하고 정기적인 추시를 통하여 골단 분리의 발생여부를 관찰하 여 조기에 적절히 치료함으로써 과도한 진행이나 길이의 단축을 방지해야 한다. 여기서 예방적 차원으로 미리 나사못을 이용한 내고정술을 종양 제거술시에 동시에 실시하는 술식을 생각해볼 수 있다. 이는 종양 제거술 후 발생한 골 결손부위와 그로 인한

대퇴 골두의 불안정성 등을 방지하는 역할을 하여 대퇴 골두 골 단 분리증을 예방할 수 있겠다. 그러나 위에서도 언급했듯이 성 장판 근접부위에서 발생한 종양의 소파술시 성장판을 최대로 보 존하는 것이 무엇보다도 중요하며 또한 성장판의 연골 세포가 종양 세포의 침범이나 파급을 막아주는 역할하는데 내고정물로 사용된 금속 나사가 병소부위와 대퇴 골두를 관통하여 연결함으 로써 소파술 후 혹시나 남아있을지도 모르는 종양세포의 골두로 의 파급을 도와주는 역할을 하지 않을까 우려된다. 이에 대하여 는 보다 많은 연구와 토론이 있어야 하리라 생각한다.

일반적으로 대퇴 골두 골단 분리증은 전위된 골단의 정복없이 핀 고정술로 치료하며 특히 만성분리의 경우 무리하게 정복을 시도할 경우 대퇴 골두의 무혈성 괴사를 일으켜 불량한 결과를 초래한다. 저자들은 종양의 국소 재발의 소견이 없이 발생한 골 단 분리증으로 만성적인 분리로 보아 비록 중등도 이상으로 전 위가 진행되었더라도 무리한 정복을 하지 않은 상태에서 하나의 금속 핀을 이용하여 고정하여 치료하였다.

결 론

저자들은 13세 남아의 대퇴골 경부 근위 성장판 근접부위의 연골 유점액성 섬유종에 대하여 소파술 및 동종골 이식술 시행 후에 발생한 대퇴 골두 골단 분리증 1예를 경험 하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

참고문헌

1. Capanna R, Horn JV, Ruggieri P and Biagieli R: Epiphyseal involve- ment in unicameral bone cysts. Skeletal Radiol, 15: 428-432, 1986.

2. Capanna R, Springfield DS, Biagini R, Ruggieri P and Giunti A:

Juxtaepiphyseal aneurysmal bone cyst. Skeletal Radiol, 13: 21-25, 1985.

3. Cheung WH, Lee KM, Fung KP and Leung KS: Growth plate chon- drocytes inhibit neoangiogenesis-a possible mechanism for tumor control.

Cancer Letters 163: 25-32, 2001.

4. Clayer M, Boatright C and Conrad E: Growth disturbances associated with untreated benign bone cysts. Aust. N. Z. Surg. 67: 872-873, 1997.

5. Fuji N and Eliseo ML: Chondromyxoid fibroma of the maxilla. J Oral Maxillofac Surg, 46: 235-238, 1988.

6. Kim HS, Chung MS, Lee SH, et al: Treatment of benign bone tumors in the proximal femur. J of Korean Bone & Joint Tumor Soc. 4: 142-148, 1998.

7. Rizzo M, Dellaero DT, Harrelson JM and Scully SP: Juxtaphyseal aneurysmal bone cysts. Clin Orthop, 364: 205-212, 1999.

8. Tarhan NC and Yologlu Z: Chondromyxoid fibroma of the temporal bone. Eur. Radiol. 10: 1678-1680, 2000.

대퇴경부 성장판근접 연골 유점액 섬유종 소파술 후 발생한 대퇴 골두 골단 분리증 103