pISSN: 0378-6471 eISSN: 2092-9374
DOI : 10.3341/jkos.2010.51.7.998
= 증례보고 =
안와골절 수술 후 발생한 두 가지 상피세포를 가진 안와 점액낭종 1예
김미진1⋅이민정1⋅김찬중1⋅김남주1,2⋅정호경1,3⋅곽상인1
서울대학교 의과대학 안과학교실1, 분당서울대학교병원 안과2, 서울대학교 보라매병원 안과3
목적: 안와골절 수술 후 발생한, 조직학적으로 두 종류의 상피세포를 가진 안와 점액낭종 1예를 보고하고자 한다.
증례요약: 10년 전 타 병원에서 좌측 안와골절정복술을 받은 53세 환자가 2년 전부터 발생한 좌안 안구돌출을 주소로 내원하였다.
내원 시 좌안의 상방 편위와 4 mm의 안구돌출 및 좌안의 내전, 상전, 하전 장애가 관찰되었다. 전산화단층촬영에서 좌측 안와 하부에 조영증강이 되지 않는 낭종이 관찰되었고, 안와 하벽과 내벽은 코곁굴 쪽으로 편위되어 있었다. 아래결막구석절개 및 누구절개를 통해 기존의 삽입물과 낭종을 모두 제거하고, MEDPOR® TITANTM implant를 이용하여 안와하벽 및 내벽을 재건하였다. 최초 병리 진단은 상피낭종이었으나, 조직표본을 재검토한 결과 중층편평상피세포와 거짓중층섬모원추상피세포의 두 가지 상피세포가 관찰되어 점액낭 종으로 진단하였다. 수술 후 안구돌출과 안구운동장애가 호전되었다.
결론: 안와골절 수술 후 낭종이 발생하였을 때, 점액낭종의 가능성도 의심하여야 한다.
<대한안과학회지 2010;51(7):998-1002>
￭ 접 수 일: 2010년 2월 25일 ￭ 심사통과일: 2010년 5월 4일
￭ 책 임 저 자: 곽 상 인
서울특별시 종로구 연건동 28 서울대학교병원 안과
Tel: 02-2072-2879, Fax: 02-741-3187 E-mail: [email protected]
* 본 논문의 요지는 2009년 대한안과학회 제102회 학술대회에서 포스터로 발표되었음.
안와골절이 발생하면 골절된 부위로 안구주변 조직이 탈 출하여 안구 운동 장애로 인한 복시와 안구 함몰이 생길 수 있다. 안과골절정복술은 안와골절 틈새로 탈출된 조직을 조 심스럽게 안와 내로 복원시켜 안구운동을 회복시키고 뼈 대용 삽입물을 삽입하여 안구함몰을 예방 또는 교정하는 것을 목적으로 한다. 안와골절정복술 후 안와삽입물과 관련 하여 발생하는 합병증으로 뼈대용 삽입물의 탈출 및 감염, 뼈대용 삽입물의 이동으로 인한 눈물주머니염이 있으며, 안 와삽입물이 두꺼운 경우 안구의 상방 편위가 야기될 수 있 다.1-3또한 삽입물 주위로 낭종이 발생하고 안구돌출이 유 발될 수 있는데, 대개는 혈성낭종(hematic cyst)을 형성하 는 것으로 알려져 있고 점액낭종이나 상피낭종은 매우 드 물게 보고된다.4-8점액낭종이나 상피낭종의 경우 조직학적 으로 한 가지의 상피세포만이 관찰되는 것이 일반적이다.
저자들은 안와골절 수술 후 발생한, 조직학적으로 두 종류 의 상피세포를 갖는 안와 점액낭종 1예를 경험하여 보고하 고자 한다.
증례보고
53세 남자가 좌안 안구돌출을 주소로 내원하였다. 10년 전 좌안 수상 후 좌측 안와골절과 홍채수정체진탕이 발생 하여 타병원에서 다공성 폴리에틸렌판과 실리콘판(Silastic sheet)을 이용하여 좌안 안와골절교정수술을 받은 병력이 있었다. 수술 후 안구함몰이나 복시 등의 합병증은 없었고, 4년 전 좌안의 백내장수술을 시행받았다. 이후 외상력 없이 지내 오던 중 2년 전부터 좌안의 안구돌출이 발생하였다.
이에 7개월 전 같은 병원에서 좌측 안와혈종 의심하에 혈종 배액술을 시행하고 다공성 폴리에틸렌판을 추가로 삽입하 였다. 수술 후에 일시적으로 안구돌출이 호전되었으나, 2개 월 전 좌안의 안구돌출이 재발하였다.
본원 초진 내원 시 나안시력은 우안 1.2, 좌안 0.2였으며, 안압은 우안 11 mmHg, 좌안 16 mmHg이었다. 좌안의 홍 채결손이 관찰되었고 동공반사는 다소 느린 반응을 보였다.
안구돌출검사에서 우안 18 mm, 좌안 22 mm로 좌안 4 mm 의 안구돌출 소견을 보였다(Fig. 1). 안구운동검사에서 원 거리정면주시 시 15프리즘디옵터의 외사시와 15프리즘디 옵터의 좌안 상사시가 관찰되었으며, 좌안의 상전, 외전, 하 전 장애가 관찰되었다. 타병원에서 시행하였던 전산화단층 촬영에서 좌측 안와 하부에 조영증강이 되지 않는 균일한 음영의 낭성종괴와 위턱굴 혼탁 소견이 관찰되었으며, 이전 수술 중 삽입된 다공성 폴리에틸렌판과 실리콘판이 관찰되
A
B
Figure 1.Preoperative appearance of the patient showing superior displacement (A) and exophthalmos (B) of the left eye.
A B
Figure 2.Preoperative Orbital CT. (A) Axial view demonstrates large, non-enhancing soft tissue mass with relative low density occupying inferolateral extraconal portion of the left orbit. (B) Coronal view showed haziness of the maxillary sinus and a large, non-enhancing, cystic tumor in the left inferior orbit with the inferior and medial wall displaced toward the paranasal sinus. Previously implanted silastic sheet (arrowhead) and polyethylene sheets (arrow) are observed.
었고, 안와 하벽과 내벽은 코곁굴 쪽으로 편위되어 있었다 (Fig. 2). 이에 좌측 안와의 혈성낭종과 위턱굴 내의 폐쇄성 염증을 의심하여 안과와 이비인후과와의 협동수술을 결정
결막절개 및 누구절개법을 통하여 기존에 삽입된 다공 성 폴리에틸렌판을 제거하고 실리콘판과 함께 낭종을 완전 제거하고, MEDPOR® TITANTM orbital implant (1.0 mm thickness, POREX Corp., GA, USA)을 이용하여 안와하벽 및 내벽을 재건하였다. 수술 중 낭종은 이전의 수술에서 하 벽재건 목적으로 삽입한 다공성 폴리에틸렌판의 바로 위에 서 발견되었고, 낭종은 박리 도중에 터졌고 내부에 암갈색 의 장액과 실리콘판이 들어 있는 것이 관찰되었다. 낭종을 뒤쪽까지 완전히 박리하여 내부의 실리콘판과 함께 제거하 였다. 안과수술과 더불어 이비인후과에서 코 경유 위턱굴 개방술을 시행하여 위턱굴 내에 차 있는 점액 및 고름을 제 거하였다.
병리조직 검사상 낭종은 약 0.1 cm 두께의 낭벽을 가진 균일한 단방성 구조를 보였고, 중층편평상피세포로 이루어 진 낭벽과 낭벽의 주위 조직에 콜레스테롤 육아종과 염증 세포 침윤 소견이 관찰되어 최초 병리 진단은 상피낭종으 로 보고되었다. 그러나 병리조직 표본을 재검토한 결과 낭 벽의 일부는 거짓중층섬모원추상피세포로 이루어져 있는 것이 관찰되어, 중층편평상피세포와 거짓중층섬모원추상피 세포의 두 가지 상피세포로 둘러싸여 있는 점액낭종으로 진단하였다(Fig. 3). 수술 1개월 후 좌안의 나안시력은 0.4 로 호전되었고, 안구돌출계검사 상 우안 18 mm, 좌안 19 mm로 좌안 안구돌출이 호전되고, 안구운동장애는 관찰되 지 않았다. 수술 후 11개월 후까지 재발 없이 정기적으로 경과관찰 중이다(Fig. 4).
A B
C D
Figure 3.Histopathology of the cyst. (A) Low magnification view shows an unilocular cyst which had even wall thickness of 1 mm. (B) There are multiple needle-shaped spaces consistent with cholesterol clefts and inflammatory cells in the adjacent soft tissue of the cyst. (C) Stratified squamous epithelium lining the cystic cavity. (D) Pseudostratified ciliated columnar epithelium in the other area of the cyst wall (H&E staining, magnification ×40 (A, B), ×400 (C, D)).
고 찰
안와골절 후 삽입물에 의한 합병증으로 삽입물의 탈출과 위치이동, 감염 등이 있고, 드물게 안와낭종이 발생할 수 있 다. 안와삽입물과 관련하여 발생하는 안와낭종으로는 혈성 낭종이 가장 흔하게 보고되며,6,9,10 점액낭종은 매우 드문 것으로 보고되고 있다.4-5,8 점액낭종은 거짓중층섬모원추 상피세포로 둘러싸여 있는 낭종성 질환으로 기질 내 염증 세포의 침윤이 동반될 수 있다.4,5 국내에서는 Kwun et al8 에 의해 거짓중층섬모원추상피세포로 구성된 점액낭종이 보고된 바 있다. 그러나 중층편평상피세포와 거짓중층섬모 원추상피세포의 두 가지 세포로 구성된 안와 내 낭종은 국 내에서는 아직 보고된 바 없으며, 세계적으로도 지금까지 단 2예만이 보고되었다.7
점액낭종은 일반적으로 코곁굴에서 발생하며, 형성되는 기전은 아직 명확히 밝혀져 있지는 않으나, 코곁굴로의 배
출로가 폐쇄되어 발생하는 것으로 생각되고 있다. 저절로 배출로가 폐쇄되기도 하나 외상이나 수술, 염증, 종양 등에 의해 폐쇄가 일어나면 호흡기 상피세포의 분비액이 배액 되지 못하여 코곁굴 내의 압력을 높여 호흡기상피세포로 둘러싸인 낭종이 팽창하고, 크기가 커지면 안와 내로 확대 되기도 한다.
이와 달리 인공삽입물을 이용한 안와골절교정술 후 발생 한 점액낭종의 발생기전으로는 수상에 의해 안와골절이 발 생하면서 탈출한 안와조직과 접촉한 호흡기상피세포 즉, 거 짓중층섬모원추상피세포가 직접 안와 내로 이식되거나 정 복술을 시행하는 도중 호흡기상피세포가 이식될 가능성을 생각해 볼 수 있다.8,11,12
Tan et al7은 실리콘삽입물을 이용한 안와골절정복술 후 발생한 두 가지 종류의 세포로 구성된 점액낭종 2예를 보고 하면서 이의 발생기전으로 두 가지 가설을 제시한 바 있다.
외상이나 수술 중 코곁굴 안의 거짓중층섬모원추상피세포
A
B
Figure 4. Eleven months postoperative appearance of the patient showing improved superior displacement (A) and exophthalmos (B) of the left eye.
가 안와 내로 들어가게 되고 경도의 만성적인 염증에 의해 편평상피화생을 일으키게 되어 두 종류의 상피세포를 가진 낭종이 발생할 가능성이 있다. 또한 안와의 수상 후 봉합술 을 시행하거나 결막절개를 통한 안와수술을 시행하면서 중 층편평상피세포가 안와 내로 유입되고, 코곁굴 안의 거짓중 층섬모원추상피세포가 외상이나 수술 중 안와내로 들어와 두 가지 세포로 이루어진 낭종이 발생하였을 수 있다. 그러 나 두 번째 가설은 서로 다른 기원의 상피가 단방성의 낭종 을 형성하기 힘들다는 점에서 가능성이 낮다고 생각한다고 하였다.
본 증례에서 콜레스테롤 육아종에서 관찰될 수 있는 콜 레스테롤 성열이 관찰되었으나, 상피성분이 관찰되므로 콜 레스테롤 육아종과의 감별이 가능하며 전산화단층촬영에서 낭종 내에 균질하게 점액과 동일한 밀도의 음영 소견을 보
점액낭종은 완전히 절제하여 치료하며, 낭종절제술 후 약 7%에서 다시 재발하는 것으로 보고되었다.11,13 안와골 절정복술 후 낭종이 발생하였을 때 가장 높은 발생률을 보 이는 혈성낭종만을 우선적으로 의심하고 배액술만 시행할 것이 아니라 점액종의 가능성도 함께 의심하여 완전절제를 고려하여야 한다고 생각한다. 또한 안와골절수술 시 코곁굴 의 점막이 안와 내로 이식되지 않도록 주의해야 하며, 병리 조직 결과 보고가 예상과 다른 경우 조직슬라이드를 다시 확인하는 것이 필요하다.
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=ABSTRACT=
A Case of Orbital Mucocele Lined With Two Types of Epithelial Cells After Orbital Wall Fracture Repair
Mijin Kim, MD1, Min Joung Lee, MD1, Chan-Joong Kim, MD1, Nam Ju Kim, MD1,2, Ho-Kyung Choung, MD1,3, Sang In Khwarg, MD1
Department of Ophthalmology, Seoul National University College of Medicine1, Seoul, Korea Department of Ophthalmology, Seoul National University Bundang Hospital2, Seongnam, Korea
Department of Ophthalmology, Seoul National University Boramae Hospital3, Seoul, Korea
Purpose: The authors report a case of orbital mucocele lined with two types of histological epithelial cells developed after repair of the orbital wall fractures.
Case summary: A 53-year-old man presented with proptosis of the left eye for two years. The patient had a history of left orbital inferomedial wall fracture repair ten years earlier at a different hospital. Examination revealed 4 mm proptosis and superior globe displacement of the left eye. Restriction of left ocular movements on elevation, depression and adduction were observed. A com- puted tomography scan demonstrated a large, non-enhancing, cystic tumor in the left inferior orbit with the inferior and medial wall displaced toward the paranasal sinus. An orbital cystic tumor was excised with the removal of previously-inserted orbital implant via a transconjunctival and transcaruncular approach. The inferior, and medial orbital walls were reconstructed using a MEDPOR® TITANTM implant. The initial pathologic diagnosis was epidermal cyst. Histopathologic re-review revealed an orbital cyst lined with both stratified squamous epithelium and pseudostratified ciliated columnar epithelium, thus diagnosis was changed to orbital mucocele. Proptosis and restriction in ocular motility improved postoperatively.
Conclusions: Mucocele formation should be considered in patients in whom a cyst developed after orbital fracture repair.
J Korean Ophthalmol Soc 2010;51(7):998-1002 Key Words: Implant, Mucocele, Orbital fracture repair
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Department of Ophthalmology, Seoul National University College of Medicine
#28 Yongon-dong, Chongno-gu, Seoul 110-744, Korea
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